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민정 양
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1 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy Case Report 직장암의복강경저위전방절제술후문합부에발생한직장의착상낭종 1 예 이희선ㆍ송근암ㆍ황인혜ㆍ이양선ㆍ신경화ㆍ최보경ㆍ김광하ㆍ박도윤 * 부산대학교의과대학내과학교실, * 병리학교실 A Case of Rectal Implantation Cysts at an Anastomosis Site after Laparoscopic Low Anterior Resection for a Rectal Cancer Hee Sun Lee, M.D., Geun Am Song, M.D., In Hye Hwang, M.D., Yang Seon Yi, M.D., Kyung Hwa Shin, M.D., Bo Kyung Choi, M.D., Gwang Ha Kim, M.D. and Do Youn Park, M.D.* Departments of Internal Medicine, *Pathology, Pusan National University College of Medicine, Busan, Korea Rectal implantation cysts can be caused by continued growth in the submucosa of traumatically misplaced columnar epithelium during previous surgery. Cases of implantation cyst occurring at the site of anastomosis have rarely been reported. Rectal implantation cysts occurring at an anastomosis site after a low anterior resection for rectal cancer need to be distinguished from locally recurrent rectal cancer. Here we present a case of rectal implantation cysts in a patient with rectal cancer who underwent laparoscopic low anterior resection 9 months previously. The diagnosis was made according to the characteristic image findings of endoscopic ultrasonography and enodsocopic ultrasonography-guided fine needle aspiration. This is the first case report of rectal implantation cyst in Korea. (Korean J Gastrointest Endosc 2010;40: ) Key Words: Cysts, Rectum neoplasm, Endoscopic ultrasonography 교신저자. 송근암부산대학교의과대학내과학교실 ( ), 부산시서구아미동 1 가 10 전화 : 팩스 : 이메일 : gasong@pusan.ac.kr 접수 년 2 월 21 일승인 년 5 월 23 일 서론직장의착상낭종 (rectal implantation cyst) 은직장수술중문합시손상으로대장점막의원주상피가점막하층이나고유근육층내로착상된상태로자라면서발생하는양성종양으로점막하층이나고유근육층내에갇힌점막에서뮤신 (mucin) 을생성하여문합부위에낭종을형성한다. 1 문합부위에발생한직장의착상낭종은 1929년 Dukes 1 가처음보고하였으며, 이후에유사한증례가드물게보고되었는데, 악성종양으로수술을받았던환자에서수술부위의재발이나점막하종양으로오인하고수술을시행하였던보고가있었다. 2 착상낭종은양성병변이기때문에악성종양으로수술을받은환자에서발견된문합부위의낭종병변은주의깊게감별진단하면불필요한수술을피할수있다. 저자들은직장암으로복강경저위전방절제술을시행받고경과관찰중수술후 9개월째에배변양상의변화로시행한복 부 CT에서문합부위에발생한낭종병변을발견하여내시경초음파검사및내시경초음파유도하미세침흡인술 (EUSguided FNA) 을시행하여확진하였던직장의착상낭종 1예를경험하여서문헌고찰과함께보고한다. 증례 76세의남자가간헐적인변실금과소화장애로내원하였다. 9개월전직장암 (Astler-Coller stage C2) 으로복강경저위전방절제술을받았다. 1년전조기위암 (EGC IIa) 으로내시경점막하절제술을받은병력이있으며당뇨, 고혈압, 간염, 폐결핵의병력은없었다. 전신상태는양호하였으며혈압 120/80 mmhg, 맥박수 70회 / 분, 호흡수 18회 / 분, 체온 36.5 o C이었고, 두경부, 흉부및복부신체검사에서이상소견은없었다. 말초혈액검사에서백혈구 4,120/mm 3 ( 호중구 49.7%), 혈색소 15.4 g/dl, 혈소판 174,000/mm 3 이었다. 종양표지자검사는 CEA 2.40 ng/ ml로정상범위였으며생화학검사에서총단백질 7.0 g/dl, 알 382 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

Figure 1. Abdominopelvic CT findings. An 3.1 cm sized cyst lesion with nonenhancing thin wall is seen at the anastomotic site. A hyperdense linear disrupt clip is seen within the cyst (arrow).

이러한병변은제4층인고유근육층과연결되어있었다. 이부위에서내시경초음파유도하미세침흡인술 (GF-UCT 2000P, Olympus, Japan) 을 4회실시하였으며흡입물질들은젤리와유사한점액성형태를보였다 (Fig. 3C). 흡입세포병리결과에서는점액성바탕에소수의염증세포가관찰되었으나악성세포는보이지않았다 (Fig. 4).

배농액배양검사에서그람양성구균인 Enterococcus coli가동정되었다. 항생제의투여및배농시행이후증상이완화되었고일주일후시행한복부 CT에서농양이관찰되지않아퇴원하였다 (Fig. 5). 이후외래에서특이소견없이경과관찰중이다. 부민 4.3 g/dl, 총빌리루빈 1.

2 Figure 1. Abdominopelvic CT findings. An 3.1 cm sized cyst lesion with nonenhancing thin wall is seen at the anastomotic site. A hyperdense linear disrupt clip is seen within the cyst (arrow). (A) Coronal image. (B) Axial image. Figure 2. Sigmoidoscopic finding. The extraluminal compressive lesion is observed just proximal to the anastomosis site. 이는낭종이관찰되었으며그내부에고에코물질이관찰되었다 (Fig. 3A, 3B). 이러한병변은제4층인고유근육층과연결되어있었다. 이부위에서내시경초음파유도하미세침흡인술 (GF-UCT 2000P, Olympus, Japan) 을 4회실시하였으며흡입물질들은젤리와유사한점액성형태를보였다 (Fig. 3C). 흡입세포병리결과에서는점액성바탕에소수의염증세포가관찰되었으나악성세포는보이지않았다 (Fig. 4). 이상의복부 CT, 내시경초음파검사소견, 흡입세포병리결과를임상상황과함께종합적으로판단하여직장암수술후문합부위에발생한착상낭종으로진단하였다. 내시경초음파유도하미세침흡인술을실시한다음날환자는열과오한증상을보여복부 CT를시행하였고복부 CT에서문합부착상낭종에농양이합병된소견이관찰되어 CT 유도하에배농을시행하고광범위항생제를투여하였다. 배농액배양검사에서그람양성구균인 Enterococcus coli가동정되었다. 항생제의투여및배농시행이후증상이완화되었고일주일후시행한복부 CT에서농양이관찰되지않아퇴원하였다 (Fig. 5). 이후외래에서특이소견없이경과관찰중이다. 부민 4.3 g/dl, 총빌리루빈 1.26 mg/dl, AST 19 IU/L, ALT 16 IU/L, ALP 209 IU/L, BUN 11.2 mg/dl, creatinine 1.15 mg/dl, 총콜레스테롤 228 mg/dl, 공복혈당 123 mg/dl이었다. 복부 CT에서는직장주변의이전수술문합부에약 3.1 cm 크기의저음영을보이는낭성병변이관찰되었다. 낭종은얇고조영증강이동반되지않는벽으로둘러싸여있었으며, 내부에변성된지혈클립으로추정되는선형의고음영이관찰되었다 (Fig. 1). 복부 CT에서양성낭종이의심되었으나직장암재발의감별및정확한진단을위하여구불결장경검사및내시경초음파검사를시행하였다. 구불결장경검사에서저위전방절제술후문합부위에벽외에서압박하는양상의점막하종양형태의병변이관찰되었다 (Fig. 2). 내시경초음파검사 (GF-UM 2000, Olympus, Japan) 에서 cm 크기의저에코를보 고찰 문합부의착상낭종은수술과정중손상으로점막의원주상피가점막하층이나고유근육층으로잘못위치한상태로자라면서발생한다. 1929년 Dukes는직장탈출증으로수술하고 3 년후에발생하였던낭종과조기직장암으로국소절제하고 12 년후에발생하였던낭종을수술로제거하여조직학적으로점막하층에위치하면서뮤신을분비하는원주상피로둘러싸인낭종을보고하여착상낭종과직장수술과의관계에대한병리를처음으로기술하였다. 1 착상낭종의보고는드물지만근래의보고들은직장암의전방절제술후에발생하였던경우이며주로이중자동문합기를이용한전방절제술후에발생하였다. 2,3 Katsumata 등의이중 Vol. 40, No. 6 June, 2010 ( ) 383

Figure 3. Endoscopic ultrasonographic findings.

It is originated from the fourth layer and its size is 3.1 2.7 cm.

Cytopathologic findins of aspirated specimens from cystic lesion.

(B) No epithelial cells or malignant cells are seen (papanicolaou stain, (A) 40, (B) 200). Figure 5.

A follow up CT scan shows complete resolution of the rectal implantation cyst and abscess.

3 Figure 3. Endoscopic ultrasonographic findings. (A) A cystic lesion with extraluminal growth is seen. It is originated from the fourth layer and its size is cm. (B) Hyperechoic materials are seen in the deep portion of the cyst. They are suspected as suture materials. (C) After EUS-FNA, mucinous materials (jelly-like substance) are obtained from cyst. Figure 4. Cytopathologic findins of aspirated specimens from cystic lesion. (A) A few mononuclear cells are scattered in the mucinous background. (B) No epithelial cells or malignant cells are seen (papanicolaou stain, (A) 40, (B) 200). Figure 5. Abdominopelvic CT finding. A follow up CT scan shows complete resolution of the rectal implantation cyst and abscess. 문합기를이용한직장의전방절제술을시행받은환자에서착상낭종의발생에관한연구결과에따르면 1996년부터 2003 년까지총 361명의환자중 9명의환자에서착상낭종이발생하여 2.5% 의발생빈도를보였다. 2 이중자동문합기는좁은골반강내에서의쌈지봉합법 (purse-string suture) 을피할수가있고수술조작이간편하며, 선형문합기를하부직장가까이적용할수있어저위전방절제술에이용된다. 또복강경수술에서는복강내에서직장을절단하고문합해야되기때문에이중자동문합기가이용된다. 4 좁은골반강내에서수술시야가좁고이중자동문합기로문합시직장면의견이 (dog ear) 의형성으로대장수술보다직장수술에서점막이점막하층으로함입될가능성이높아착상낭종이더쉽게생길수있다. 그러나단일문합기를이용한저위전방절제또는구불결장절제후에발생한착상낭종의보고가있어문합기법자체로인해문합부에서대장점막이점막하층이나고유근육층으로삽입이 384 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

4 일어난다고할수있다. 2 직장의착상낭종은내시경검사에서주로문합부위의점막하종양형태로보이며, 내시경초음파검사에서문합부주위제3층이나제4층에비균질한벽비후를보이는낭종형태를보인다. 3 내시경초음파는점막하종양의크기와내부성상, 윤곽, 기원된층벽에의한발생모지판정, 벽외성압박의감별진단이가능하여점막하종양의감별진단및치료방침에도움이될수있다. 5 또직장종물의진단과직장암의국소재발의발견에유용하다. 6 그러나내시경초음파검사로직장암재발을진단하는데있어악성과양성의구분에는제한점이있다. 7 최근의 Katsumata 등의보고에서는골반 CT와내시경초음파에서문합부위의낭종을발견하여양성종양으로생각하였으나혈청 CEA의지속적인증가를보여시행한내시경초음파미세침흡입술을통한세포검사에서악성세포가발견되어수술을시행하였고, 수술후병리검사에서문합부위재발과착상낭종이함께있는것으로최종진단되었다. 2 이처럼착상낭종은대부분악성종양수술후에발생하기때문에국소재발과의감별이중요하며, 내시경초음파미세침흡입술을이용한조직학적인진단이도움을줄수있다. 착상낭종의미세침흡입검사에대한문헌보고는많지않으나, 일본에서보고한 4개의증례에서는모두젤리비슷한양상의점액성물질이흡입되었으며세포검사에서는염증세포가적고악성세포는보이지않아이러한특징이착상낭종을시사하는소견으로생각할수있다. 3 이번증례는직장암수술후경과관찰중에발견된문합부의상피하종양형태로관찰된병변에대해복부 CT와내시경초음파검사를시행하여직장암의국소재발보다는양성병변을의심하였으나확실한진단을위하여내시경초음파미세침흡입술검사를시행하였고검사에서점액성물질을확인하였다. 세포검사에서는점액성바탕에소수의염증세포는보였으나암세포는관찰되지않았다. 이상의복부 CT, 내시경초음파검사소견, 흡입세포병리결과를임상상황과함께종합적으로판단하여직장의착상낭종으로진단하였다. 이처럼악성종양으로수술을받은환자에서문합부병변이발견되었을때국소재발과의감별진단으로드문원인인착상낭종을고려해보아야하며특히내시경검사에점막하종양의형태를보이는경우에는내시경초음파및내시경초음파미세침흡입술을시행하면불필요한수술을예방하는데도움이될수있다. 이번증례에서초음파미세침흡입술후에감염이동반되어배농술과항생제치료가필요하였다. 초음파미세침흡입술을할때는감염, 출혈, 천공등과같은합병증이발생할수있어시술시이에대한주의가필요하며, 직장과대장주위병변이나괴사성낭종을시술할때에예방적항생제사용이감염의예방에도움이된다. 8 착상낭종의치료는양성병변이므로경과관찰만으로충분 하지만, 증상이동반되거나낭종이커지는경우치료를고려해볼수있다. 치료는이번증례처럼배농술을시행할수있으며, 성공적인배농술로낭종이소실되더라도낭종의재발가능성과악성종양의재발가능성이있어주기적인추적관찰이필요할것이다. 저자들은직장암으로복강경저위전방절제술을받고경과관찰중이던환자에서내시경초음파검사와내시경초음파미세침흡입술로직장의착상낭종을진단하여문헌고찰과함께보고한다. 요약 직장의착상낭종은수술과정중손상으로점막의원주상피가점막하층이나고유근육층으로잘못위치한상태로자라면서발생한다. 직장의착상낭종은드물게보고되나최근의보고들은직장암의저위전방절제술후에발생하였던경우이다. 직장암으로전방절제술후에발생한직장의착상낭종은직장암의국소재발과감별이필요하며내시경검사에서상피하종양의형태로관찰되는경우내시경초음파검사및내시경초음파미세침흡입술검사가진단에도움이될수있다. 저자들은 76세남자가직장암으로복강경저위전방절제술을시행받고경과관찰중에문합부에낭종을발견하여내시경초음파검사및내시경초음파유도하미세침흡인술을시행하여확진하였던직장의착상낭종 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고한다. 색인단어 : 낭종, 직장암, 내시경초음파검사 참고문헌 1. Dukes CE. Submucous implantation cysts of the rectum. Proc Roy Soc Med 1929;22: Katsumata K, Mori Y, Kawakita H, Matsuda D, Enomoto M, Aoki T. A study of the incidence of implantation cyst at anastomotic sites after low anterior resection of the rectum with the double stapling technique. Langenbecks Arch Surg 2010; 395: Honda K, Akahoshi K, Matsui N, et al. Role of EUS and EUS-guided FNA in the diagnosis of rectal implantation cyst at anastomosis site after a previous low anterior resection for a rectal cancer without evidence of cancer recurrence. Gastrointest Endosc 2008;68: Cho CC, Baek MJ, Kim SY, et al. Low anterior resection for rectal cancer using double stapling technique. J Korean Soc Coloproctol 2000;16: Kwon JG, Kim EY, Kim YS, et al. Accuracy of endoscopic ultrasonographic impression compared with pathologic diagnosis in gasgrointestinal submucosal tumor. Korean J Gastroenterol 2005;45: Rotondano G, Esposito P, Pellecchia L, Novi A, Romano G. Vol. 40, No. 6 June, 2010 ( ) 385

5 Early detection of locally recurrent rectal cancer by endosonography. Br J Radiol 1997;70: Hünerbein M, Totkas S, Moesta KT, et al. The role of transrectal ultrasound-guided biopsy in the postoperative follow-up of patient with rectal cancer. Surgery 2001;129: O Toole D, Palazzo L, Arotçarena R, et al. Assessment of complications of EUS-guided fine-needle aspiration. Gastrointest Endosc 2001;53: The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

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Kaes017.hwp 갑상선의 Poorly Differentiated (Insular) Carcinoma Insular Carcinoma: An Aggressive Subtype of Differentiated Thyroid Neoplasms Seok-Jin Nam, M.D., Sang-Dal Lee, M.D., Hal-lin Park, M.D., Young-Ryun Oh, M.D.