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1 대한내과학회지 : 제 82 권제 1 호 급성신부전으로발현한거대비장가성동맥류 1 예 성균관대학교의과대학삼성서울병원 1 내과, 2 신장내과 박지현 1 송림화 1 전병우 1 정현애 1 장혜련 2 오하영 2 김윤구 2 Giant Splenic rtery Pseudoaneurysm Presenting with cute Kidney Injury Ji Hyeon Park 1, Limhwa Song 1, yung Woo Jhun 1, Hyun e Jung 1, Hye Ryoun Jang 2, Ha Young Oh 2, and Yoon-Goo Kim 2 Departments of 1 Internal Medicine and 2 Nephrology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea Splenic artery pseudoaneurysm is a rare, but potentially lethal, vascular lesion. The mortality rate may be 75-90%, if the aneurysm ruptures. The risk for rupture of an untreated splenic artery pseudoaneurysm is about 37%. Hence, early diagnosis and prompt surgical intervention are vital to improve survival. However, vague symptoms make early diagnosis difficult. We report here a case of a giant splenic artery pseudoaneurysm presenting with acute kidney injury. The patient had been treated previously for infective endocarditis, and after 4 months, acute kidney injury developed. Imaging studies revealed a giant splenic artery pseudoaneurysm. Splenectomy and distal pancreatectomy were performed. fter surgery, renal function was improved. (Korean J Med 2012;82: ) Keywords: Pseudoaneurysm; cute kidney injury; Endocarditis 서론비장동맥은복강내동맥중에서복부대동맥, 장골동맥에이어세번째로동맥류가잘발생하는부위로 [1], 복강내동맥류의 % 정도를차지하는데, 특히비장에발생하는가성동맥류는진성동맥류에비하여매우드문것으로알려져있다 [2,3]. 비장가성동맥류의원인으로는췌장염, 외상, 시술후합병증등이있으며 [4], 드물게는감염성심내 막염등의합병증에의해발생할수있다 [5]. 대부분의비장가성동맥류는복통, 혈변등의증상이동반되고, 2.5% 정도에서만증상없이우연히발견되는것으로알려져있는데 [4], 파열의위험성이높고, 파열시에높은사망률을보이기에정확한조기진단과치료가중요하다. 본저자들은감염성심내막염의치료중발견된감염성동맥류가심내막염치료종료후주기적경과관찰중에급성신부전을동반한거대비장동맥류로악화되어수술로 Received: Revised: ccepted: Correspondence to Hye Ryoun Jang, M.D. Division of Nephrology, Department of Internal Medicine, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, 50 Irwon-dong, Gangnam-gu, Seoul , Korea Tel: , Fax: ,

2 Ji Hyeon Park, et al. Giant splenic artery pseudoaneurysm 후로는 신기능이 회복되어 투석 없이 요량이 유지되었고, 수 성공적으로 치료한 증례를 경험하여 보고하는 바이다. 술 4주 후 UN 24.6 mg/dl, 크레아티닌 1.69 mg/dl로 퇴원 증 하였다. 내원 1개월 전 환자는 다시 호흡 곤란을 주소로 입 례 원하여 검사를 시행 받았다. 심장 초음파 검사에서 좌심실 환 자: 김〇〇, 남자, 45세 박출률이 33%로 저하되어 있어 허혈성 심부전 가능성을 고 주 소: 체중 증가 려하여 관상동맥 조영술을 시행하였으나 정상 소견을 보였 현병력: 내원 4개월 전 갑자기 발생한 두통으로 시행한 다. 이뇨제 투여 후 호흡 곤란이 호전되어 퇴원하였고, 당시 검사상 뇌동맥류가 발견되어 타원에서 뇌동맥류 결찰술을 혈청 크레아티닌은 2.01 mg/dl였다. 퇴원 후 정기적으로 추 시행받은 환자로 당시 수술 부위 상처 감염 및 황색 포도알 적관찰 중 혈청 크레아티닌이 3.48 mg/dl로 상승하여 외래 균 균혈증으로 vancomycin을 2주간 사용하였다. 항생제 치료 에서 복부 초음파 검사를 시행하였고 비장 종괴가 발견되어 를 유지하던 중 호흡 곤란을 호소하여 심장 초음파 검사를 응급실을 통해 입원하게 되었다. 시행하였고, 승모판에 1.5 cm 크기의 증식증(vegetation) 및 과거력: 과거력상 특이 병력은 없었다. 중증 승모판 역류가 확인되어 본원으로 전원되었다. 환자는 이학적 소견: 활력 징후상 혈압은 149/100 mmhg, 맥박은 본원에서 증식증 제거 및 승모판 대치술을 시행 받았으며 84회/분, 호흡수는 20/분이었으며 체온은 36.1 로 발열은 없 수술 후 항생제는 teicoplanin으로 14일간 투약 유지되었고, 었다. 외견상 급성 병색은 없었으며 의식상태는 명료하였다. 병원 획득 폐렴으로 colistin 및 vancomycin을 10일간 사용하 결막 및 공막은 정상이었으며 흉부청진상 심잡음은 없었고, 였다. 본원 전원 당시 UN mg/dl, 크레아티닌 3.00 호흡음도 정상이었다. 복부 검사상 박동성 종물은 없었으며 mg/dl의 상승을 동반한 심한 요독 증세를 보여 혈액투석을 간, 비장 종대는 촉지되지 않았고, 압통이나 반발 압통도 관 시작하였다. 이후 점차 요량이 증가하고 신기능이 호전되던 찰되지 않았다. 중, 육안적 혈뇨가 발생하여 컴퓨터 단층 요로조영술을 시행 검사실 소견: 혈액 및 혈청 검사 소견상 혈색소 9.1 gm/dl, 하였다. 컴퓨터 단층 촬영에서 양측 신장의 관류 저하 및 좌 백혈구 6,700/mm3 (seg 57.4%), 혈소판 180,000/mm3, 총 단백 측 신장의 일부 경색이 확인되었고, 비장의 다발성 경색과 6.6 gm/dl, 알부민 3.7 gm/dl, alkaline phosphatase 51 U/L, 2.2 cm의 비장문 동맥류 의심 소견이 있었다(Fig. 1). 환자는 빌리루빈 0.8 mg/dl, aspartate aminotransferase (ST) 17 U/L, 승모판 수술 후 2주간 급성 신부전으로 투석을 하였으나 이 alanine aminotransferase (LT) 12U/L, 프로트롬빈 시간 2.42% Figure 1. Computed tomographic urography showing () multifocal low-attenuated lesion (arrow head) suggesting splenic infarction, and () a 2.2-cm splenic hilum aneurysm (arrow head)

3 대한내과학회지: 제 82 권 제 1 호 통권 제 617 호 2012 (INR), UN 45.6 mg/dl, 크레아티닌 3.68 mg/dl, 적혈구 침 영에서 비장문과 연하여 장경 5.6 cm 크기의 가성 동맥류가 강계수(ESR) 90 mm/hr, CRP 0.18 mg/dl, mylase 86.2U/L, 확인되어 신장 자기공명영상을 시행하였다(Fig. 2). 신장 자 Lipase 52.4U/L였다. 요 검사는 albumin/creatinine ratio 기공명영상에서 비장문 혈관에서 시작되는 장경 5.8 cm의 μg/mgcr, protein/creatinin ratio 2.39 mg/mgcr을 보였으며, 미 동맥류가 확인되었고, 내부는 비균일성의 고신호강도를 보 세 현미경에서 적혈구가 다수 관찰되었다. 이고 있어 혈종으로 가득 차 있는 소견을 보이고 있었다. 방사선 소견: 흉부 X-선 및 복부 단순 촬영상에서 특이소 치료 및 경과: 자기공명영상을 통하여 거대 비장 동맥류가 견은 없었다. 복부 초음파 검사에서 발견된 비장 종괴와 신 진단된 후 환자는 수술을 위해 외과로 전과되었다. 수술 전 부전의 원인을 감별하기 위해 시행한 복부 전산화 단층 촬 시행한 경식도 심장 초음파에서 증식물(vegetation)은 발견되 Figure 2. Magnetic resonance images of the () axial plane and () coronal plane of the kidney, showing a 5.8-cm heterogeneous high signal-intensity lesion (arrow head) in the splenic hilum, consistent with a splenic artery pseudoaneurysm filled with hematoma. Figure 3. () Gross image of the resected splenic artery pseudoaneurysm, spleen, and distal pancreas. () Microscopic observations reveal that the hematoma is lined with granulation tissue. Movat pentachrome staining of the arteries demonstrates an elastic layer

4 - 박지현외 6 인. 거대비장가성동맥류 1 예 - 지않았고, 좌심실박출률은 35% 정도로이전검사소견과큰차이를보이지않았다. 혈액배양검사에서동정된균은없었다. 수술소견상동맥류는비장문에서기원하고있었으며췌미부와붙어있어비장적출술및원위부췌절제술을함께시행하였다 (Fig. 3). 조직검사는비장가성동맥류에합당한소견을보였다 (Fig. 3). 수술후환자의혈청크레아티닌은점차감소하여퇴원당시혈청크레아티닌은 1.9 mg/dl였으며수술후 13일째별다른합병증없이퇴원하였다. 현재외래에서정기추적관찰중이다. 고찰비장동맥류는 1770년 eaussier 등에의해처음보고된것으로복강내에발생하는다른동맥류에비하여비교적발생빈도가낮으며 [2], 특히비장가성동맥류는비장진성동맥류에비하여상대적으로드물게보고되고있다. 비장가성동맥류의알려진원인으로는췌장염, 외상, 수술또는시술과관련된의인성 (iatrogenic) 손상, 소화성궤양그리고드물게감염성심내막염등의감염성질환이알려져있다 [4,5]. 비장가성동맥류는거의대부분의경우에서임상증상을동반하며, 흔히복통, 혈변, 췌담관내출혈, 토혈등의증상으로발현하게된다. 치료받지않은비장가성동맥류는 37% 정도에서파열하게되며, 파열시사망률이 75-90% 까지높게보고되고있다 [6-8]. 또한작은크기의동맥류에서도파열의위험이낮지않기때문에신속한진단과치료가중요하다 [6]. 본증례의환자는발열, 오한, 복통등의감염성비장동맥류를시사하는일반적인증상은없었다. 급성신부전에대한원인감별을위해시행한복부초음파검사에서비장종괴가발견되었고뒤이어시행한복부전산화단층촬영에서거대비장가성동맥류가확인되었다. 확인된거대비장가성동맥류는감염성심내막염수술이후시행하였던컴퓨터단층요로조영술에서 2.2 cm 크기로존재하던감염성비장동맥류의크기가증가하여발생한것으로보인다. 본증례의주목할만한점은대개의복강내동맥류의합병증은동맥류파열이나출혈등으로발현하나, 증례의환자에서는파열이나출혈등의소견은없었고급성신부전으로발현하였다는점이다. 급성신부전발생당시확인한심장 초음파검사에서심장기능의변화는없었으며, 신독성약물이나탈수등의신기능악화를유발할만한원인은없었다. 다만동맥류와비장절제술이후에신기능이호전되었다는점에서신장위부위동맥류 (suprarenal aneurysm) 의급격한크기증가로인한신장관류감소로인해허혈성손상이발생하였을것으로추론해볼수있겠다. 현재까지동맥류발생이신기능에미치는영향에대한문헌고찰은없었으나, 심내막염에동반된비장동맥류환자에서급성신부전이동반되었던유사한증례는보고된바있다 [5]. 이는신장위부위동맥류수술시에신기능저하가발생하는기전과도관련될수있겠으며 [7], 이에대하여는추가적인연구가필요하겠다. 본증례의환자에서심내막염으로치료받을당시에발견되었던작은크기의감염성동맥류가이후거대가성동맥류로악화되었는데, 거대가성동맥류발생과관련된위험인자및조기진단을위한선별검사에대하여는아직잘알려지지않았다. 감염성동맥류의경우에있어서는심한동맥경화나고령, 면역억제환자에서호발하는경향이있다고보고된바있다 [9]. 조기진단을위한선별검사로 Dean 등 [10] 이실험적혈관조영술을주장하기도하였으나, 현실적으로모든환자들에게시행하기에는제한점이있어, 복강내동맥류의조기진단을위해서는환자의임상양상과병력을종합적으로고려하여접근하는것이중요하겠다. 요약비장가성동맥류는발생빈도는낮지만파열과출혈등의합병증발생률이높으며사망률이매우높은질환이다. 생존율향상을위해서는조기진단과적극적인수술적치료가중요하나, 모호한증상으로인해조기진단이어려운경우가있다. 저자들은감염성심내막염의치료 4개월후발생한급성신부전의원인을규명하던중발견된거대비장가성동맥류를수술적치료로완치한 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 가성동맥류 ; 급성신부전 ; 심내막염

5 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 82, No. 1, REFERENCES 1. Trastek VF, Pairolero PC, Joyce JW, Hollier LH, ernatz PE. Splenic artery aneurysms. Surgery 1982;91: Stanley JC, Thompson NW, Fry WJ. Splanchnic artery aneurysms. rch Surg 1970;101: edford PD, Lodge. neurysm of the splenic artery. Gut 1960;1: Tessier DJ, Stone WM, Fowl RJ, et al. Clinical features and management of splenic artery pseudoaneurysm: case series and cumulative review of literature. J Vasc Surg 2003;38: ntonopoulos C, Karagianni M, Galanakis N, Vagianos C. Mycotic splenic artery aneurysm secondary to Coxiella burnetii endocarditis. nn Vasc Surg 2010;24:416. e13-e Huang IH, Zuckerman D, Matthews J. Occlusion of a giant splenic artery pseudoaneurysm with percutaneous thrombin-collagen injection. J Vasc Surg 2004;40: Myers SI, Wang L, Myers DJ. Loss of renal function and microvascular blood flow after suprarenal aortic clamping and reperfusion (SPCR) above the superior mesenteric artery is greatly augmented compared with SPCR above the renal arteries. J Vasc Surg 2007;45: Liu CF, Kung CT, Liu M, Ng SH, Huang CC, Ko SF. Splenic artery aneurysms encountered in the ED: 10 years' experience. m J Emerg Med 2007;25: Hsu R, Chen RJ, Wang SS, Chu SH. Infected aortic aneurysms: clinical outcome and risk factor analysis. J Vasc Surg 2004;40: Dean RH, Waterhouse G, Meacham PW, Weaver F, O'Neil J Jr. Mycotic embolism and embolomycotic aneurysms: neglected lessons of the past. nn Surg 1986;204:

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