CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2012;55(11): pissn eissn TUBOOVARIAN ABSC

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1 CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2012;55(11): pissn eissn TUBOOVARIAN ABSCESS IN PREGNANCY AFTER IN VITRO FERTILIZATION AND EMBRYO TRANSFER Seoyeon Park, MD 1, Taejong Song, MD 1, Young Ju Kim, MD 1, Jee Eun Lee, MD 1, Mi Kyoung Kim, MD 1, Mi-La Kim, MD, PhD 1, Bo Sung Yoon, MD 1, Seok Ju Seong, MD, PhD 1, Jeong Yun Shim, MD 2 Departments of 1 Obstetrics and Gynecology, 2 Pathology, CHA Gangnam Medical Center, CHA University College of Medicine, Seoul, Korea Tuboovarian abscess occurred in pregnancy is a rare disease, especially which occurs after in vitro fertilization and embryo transfer (IVF-ET) is extremely rare. It is also difficult in diagnosis, because of its low incidence and nonspecific symptoms. Most of diagnosis is made in surgery. Although IVF currently is considered an effective treatment in women with endometriosis, there is the risk causing the infection of the endometrioma after oocyte retrieval. A case of tuboovarian abscess in IVF-ET pregnancy was presented and reviewed briefly. Keywords: Tuboovarian abscess; Pregnancy; In vitro fertilization and embryo transfer; Oocyte retrieval 임신시난소난관농양은빈도가매우낮으며그증상도비임신시와달리복통및발열을보이지않는경우도많다. 그리고임신으로인하여영상학적검사가제한적이기때문에발병시모체및태아의예후에나쁜영향을끼칠수있다 [1]. 그중에서도난자채취및수정란이식 (in vitro fertilization and embryo transfer, IVF-ET) 을통하여임신에성공한환자에서발생한난소난관농양은매우드문사례로, 전세계적으로는총 8건이보고되었고국내보고는아직없었다. 이에저자들은난자채취및인공수정으로임신성공이후에발생한난소난관농양을경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례 일난자채취및 1월 18일배아이식을시행받았다. 난자채취전에환자는 4일간예방적으로 doxycycline (100 mg bid) 을경구로복용하였고멸균생리식염수로질강내를세척한뒤난자채취를시행하였다. 시술후회복과정에서특이사항은없었으며 2월 4일단태아자궁내임신 (singleton intrauterine pregnancy) 을확인하였다. 이후재태연령 14주 1일째되는 4월 10일에 2일간심한복부통증및빈뇨감으로외래방문하여진단및치료를위해입원하였다. 진찰소견 : 활력징후는안정적이었으며우측하복부에압통및반발성압통소견을보였고우측늑골척추각압통도있었다. 검사소견 : 경도의백혈구증가소견 (10,330/mm 3, 호중구 65.4%; 정상치, 4,000-10,000/mm 3, 43%-75%) 을보였으며 C-반응성단백 (C-reactive protein, CRP) 은 2.51 mg/dl ( 정상치, mg/dl) 로 환자 : 이 O O, 33세과거력 : 2006년에우측난관임신으로개복하우측난관절제술을받았으며, 2011년 11월에난소의자궁내막종을진단받았다. 과거불임으로치료받은적은없었다. 가족력 : 특이사항은없었다. 월경력 : 20일에서 40일주기로, 불규칙하였으며생리기간은 2-4일로경한월경통이있었다. 산과력 : 최종월경시작일 : 2011년 11월 15일현병력 : 상기 33세여자환자는결혼후 4년간임신되지않아 2011 년 11월 29에본원방문하여불임으로진단받은자로 2012년 1월 15 Received: Revised: Accepted: Corresponding author: Taejong Song, MD Department of Obstetrics and Gynecology, CHA Gangnam Medical Center, CHA University College of Medicine, 566 Nonhyeon-ro, Gangnam-gu, Seoul , Korea Tel: Fax: songtaejong@naver.com This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Copyright Korean Society of Obstetrics and Gynecology 894

Seoyeon Park, et al. Tuboovarian abscess in pregnancy Fig. 1. Transabdominal sonography. A 12.5 cm-sized right ovarian cyst. Fig. 2. Magnetic resonance imaging findings.

2012 년 4 월 10 일시행한복부초음파에서맹장은확인할수없었고우측부속기에 12.5 9.2 cm 의낭종및우측에경도의수신증, 그리고임신 14 주 1 일 의재태연령에적합한발달을보이는자궁내단태아임신이확인되었 다 (Fig. 1). 자기공명영상소견 : 2012 년 4 월 11 일에시행한자기공명영상에서는 경도의우측수신증및자궁내막증으로의심되는 11.46 6.72 9.

There was a 10 cm-sized right ovarian cyst including pus, which made severe adhesion with surrounding pelvic organs and peritoneum. It also had endometriotic lesion.

2 Seoyeon Park, et al. Tuboovarian abscess in pregnancy Fig. 1. Transabdominal sonography. A 12.5 cm-sized right ovarian cyst. Fig. 2. Magnetic resonance imaging findings. Right ovarian cyst and intrauterine pregnancy (T2 weight image). 증가하여있었다. 소변검사에서는적혈구나백혈구는검출되지않았다. 초음파소견 : 2011 년 11 월 29 일초진시우측난소에 cm 의 자궁내막종및좌측난관수종 ( cm) 이관찰되었다 년 4 월 10 일시행한복부초음파에서맹장은확인할수없었고우측부속기에 cm 의낭종및우측에경도의수신증, 그리고임신 14 주 1 일 의재태연령에적합한발달을보이는자궁내단태아임신이확인되었 다 (Fig. 1). 자기공명영상소견 : 2012 년 4 월 11 일에시행한자기공명영상에서는 경도의우측수신증및자궁내막증으로의심되는 cm 크기의우측난소낭종확인되었고급성충수염의소견은관찰되지 않았다 (Fig. 2). 입원중경과 : 심한복통을호소하였고그원인을우측난소에있는자 궁내막종의우측요관압박으로인한경미한수신증과난소종괴자체로 Fig. 3. Laparoscopic image of right ovarian cyst. There was a 10 cm-sized right ovarian cyst including pus, which made severe adhesion with surrounding pelvic organs and peritoneum. It also had endometriotic lesion. 인한통증으로보고진통제주사등의보존적치료를하였으나조절되 지않는극심한복통을호소하여입원 3 일째진단적복강경수술을시 행하였다. 수술소견 : 전신마취하에복강경수술을시행하였다. 장간막전체가앞 쪽복벽에심하게유착된상태로유착박리술을시행하였다. 자궁은임 신 14 주크기로커져있었으며자궁과양측부속기및대장과소장도 유착되어있었다. 좌측부속기는유착으로인해보이지않았으며우측 부속기주위에는유착과함께자궁내막증소견이보였다. 우측부속기 에는심한악취가나는연녹색의농양으로가득찬 10 cm 크기의종괴 가관찰되어배농및낭종절제술을시행하였다 (Fig. 3). 병리학적소견 : 육안검사상다수의불규칙한고무질경도의적갈색조 895

3 KJOG Vol. 55, No. 11, 2012 A B Fig. 4. Microscopic findings. (A) The specimen consisted of many fragmented pieces of tissue showing fibrinous necrotic exudate, infiltration of acute and chronic inflammatory cells and fibrosis (H&E, 40). (B) High power view showed infiltration of many neutrophils, lymphocytes and plasma cells (H&E, 200). 직으로 구성되어 있었고, 정상 난소나 난관조직은 관찰되지 않았다. 조 직학적으로 섬유소성 괴사성 삼출물, 섬유화 및 염증이 광범위하게 관 찰되었다. 이상의 소견으로 농양으로 진단하였다(Fig. 4). 배양검사: 농양에서 배양검사를 시행하였으나 균이 배양되지 않았다. 수술 후 경과: 수술 후 2세대 cephalosporin 및 metronidazole을 정맥 제제로 투여하였으며 수술 당일 37.6oC의 발열 1회 있은 후 활력징후 는 안정적이었다. 수술 후 1일째 CRP 6.54 mg/dl로 증가하였고 백 혈구 증가 소견(15,260/mm3, 호중구 79.5%)을 보였다. 수술 후 4일간 metronidazole 사용하였고 2세대 cephalosporin은 10일간 사용하였다. 수술 9일째 CRP는 2.12 mg/dl, 백혈구 10,050/mm3 (호중구 58.5%) 였으며 복부통증이 호전되어 수술 10일째 퇴원하였다. 수술 후 출혈이 나 자궁수축 소견은 입원 중 관찰되지 않았다. 퇴원 후 특이증상 없이 임신유지 중이며, 재태연령 31주 1일째에 초음파에서는 우측 난소에 약 3 cm 크기의 낭종이 확인되고 있다. 고찰 임신 중 발생하는 복통의 원인은 임신자체로 인한 생리적 변화로 인 하여 발생하는 경우부터 임신과 직접적인 관련이 없는 질환에 의한 경 우까지 매우 다양하다. 임신과 관련한 생리적 변화로 인한 복통은 주 로 자궁 원인대의 신전이나 자궁의 비틀림, Braxton-Hicks 수축에 의 해 일어난다[2]. 자연유산, 자궁근종의 허혈, 태반조기박리, 융모양막 염, 조기진통, 자궁외임신, 난소의 출혈성 낭종, 임신성 급성 지방간, 중 증 임신성 고혈압 질환 등의 임신과 관련된 질환에 의해서도 복통이 있 을 수 있고, 임신과 직접적 관련이 없는 질환으로는 충수염, 장폐쇄, 담 낭염, 난소염전, 난소난관 농양, 염증성 장질환, 소화기 궤양, 급성 췌장 염, 결핵, 요로질환, 말라리아 등이 있다[3]. 896 이러한 다양한 복통 원인을 감별하기 위해 이학적 검사, 혈액검사, 초음파, 자기공명영상검사 등이 사용된다. 초음파는 부속기 종괴를 확 인하기 좋은 영상검사이나 임신 중에는 커진 자궁으로 인해 유용성이 떨어진다. 특히 임신중의 난소난관농양은 빈도가 매우 적고 증상이 비 특이적이기 때문에 진단이 어렵고 대부분이 수술을 통해 진단된다[3]. 본 증례에서도 초음파 및 자기공명영상 검사를 하였으나 수술 후에 진 단이 되었다. 임신 중에는 자궁경부의 점액 마개와 양막으로 인해 일종의 방어막 이 형성되어 상행감염으로 인한 골반내 감염의 빈도는 적은 편이다[1]. 임신 중 골반내 감염이 발생하게 되는 기전으로는 1) 질 및 자궁경부 의 염증이 임파선을 통해 전파되는 경우, 2) 다른 장기에서 혈행성 전 파가 일어나는 경우, 3) 난관이나 자궁에 있던 기존 잠복감염의 활성화, 4) 맹장과 같은 비 생식기관으로부터 직접전파, 5) 수정 시 발생한 상행 감염 등이 있다[1]. 자연임신 시 발생하는 난소난관농양과는 달리, IVF-ET이후 발생한 난소난관농양의 기전으로는 1) 질내 세균총의 난소 오염으로 인한 감 염, 2) 잠복해 있던 골반내 염증의 활성화, 3) 난자채취 시 발생한 장의 손상 등이 거론되고 있고[4], 특히 난소에 자궁내막종이 있는 환자에서 는 자궁내막종 내부에 있는 오래된 혈액이 배지역할을 하여 감염의 위 험도를 증가시키게 된다[5]. 이 증례에서는 환자가 기존에 자궁내막종 이 있었던 점 및 수술 시 난소농양과 함께 자궁내막증 소견을 보인 것 으로 보아 난자채취 시 질의 세균총이 난소내부로 유입되어 농양이 발 생한 것으로 추정할 수 있다. 임신 중에 발생한 난소난관농양의 주요 증상으로는 발열, 복통, 복통 이 없는 질 분비물 등이다[4,6]. 그러나 본 증례에서는 진단적 복강경을 시행하기 전에는 발열은 없었고 복통과 함께 큰 크기의 난소농양으로 인한 수신증이 특징적이었다. 또한 본 증례에서는 수술 전 CRP가 1.99 mg/dl였다가 수술 1일째 6.54 mg/dl, 2일째 mg/dl로 상승하

4 Seoyeon Park, et al. Tuboovarian abscess in pregnancy 면서수술전없었던발열을보였는데이는국소적으로있던난소난관농양이수술후일부복강내로전파됨으로인한것으로보인다. 국외문헌과국내문헌을각각 MEDLINE ( gov/pubmed/) 과 KoreaMed ( 검색엔진에서주제어로 tuboovarian abscess, pregnancy, pelvic inflammatory disease 를사용하여검색하였다. 그결과총 8편의증례보고를찾았다 (Table 1). 난자채취후농양으로인한증상이나타나기까지의기간은대부분짧지만매우다양했다. 증상발생까지평균 38.5일이소요되나 320일이후에증상이발현된사례도있다. 이로인해임신 1분기에발견되거나특이증상이없는경우임신말기에진단되는경우가대부분이며난자채취후임신과합병된난소농양이임신 2분기에발견된경우는본증례외 2예가있었다 [7,8]. 또한대부분에서난소에자궁내막종이있는환자에게서발생하였다 (78%). 난소농양은대개 2가지이상의원인균이혼재되어나타난다. Escherichia coli, Bacteroides fragilis, Enterococcus 등이흔히발견되지만, 배양검사에서는발견되지못하는경우가더많다 [6]. 이는임신과동반된난소농양이수술전에발견되기어려우며, 원인균중에혐기성균이많기때문에수술중에발견되는경우에도적절한검체채취가힘들기때문으로생각된다. 임신시난소농양의치료도비임신시와크게차이는없다. 다만태아와산모의합병증을최소화하기위한방법을고려해야하며보존적으로항생제를사용하는것부터수술적배농까지아직정립된치료방법은없는상황이다. 그러므로각각의산모상태를고려하여치료방법을결정하여야한다 [1,4]. 난자채취후골반내감염은출혈다음으로두번째로많은합병증으로알려져있으나 [6] 시술시질내를완전무균상태로만드는것은거의불가능하다. 보통수술전소독제로사용하는 povidone iodine의경우임신확률을낮출확률이있다보고되었고 [12], 국소적또는경구 Table 1. Clinical features of 9 cases of tuboovarian abscess in pregnancy after IVF-ET Case Padilla [9] Zweemer et al. [6] Younis et al. [5] den Boon et al. [7] Matsunaga et al. [8] Jahan and Powell [10] Sharpe et al. [4] Al-Kuran et al. [11] Current case Vaginal preparation method a Bethadine (irrigated) Interval from IVF to symptom (wk) History of endometriosis Time of OP b (wk) WBC c c Symptoms and signs Pain BT ( o C) Mass (cm) Procedure 3 + GA 5 12, CDS, 5 L aparoscopic NA 42 d NA GA 38 d 18, Right, 16 L aparotomic removal IV antibiotics 3 + Operation was not done 21, Bilateral, 6 A ntibiotics treatment NA 23 + GA 25 17, NA 1 st 2nd diagnostic laparotomy Pregnancy outcome O ngoing singleton IUP, GA 7 wk H ealthy singleton baby 3,240 g under Cesarean section at GA 38 wk H ealthy singleton baby 2,850 g at full term D elivery at GA 26 wk 1s t baby: 876 g, Apgar 3/7 - live 2n d baby: 915 g, Apgar 1/3 - expire at 9 wk NA 14 + GA 22 e Raised Left, 8 Laparotomy-LSO V aginal delivery at GA 22 wk, Apgar 1/3 expired NA 3 + GA 6 Raised Left, 7.8 L aparoscopic (2 times) Saline PO antibiotics 11 f + GA 31 30, Right, 10 C esarean section and Saline 7 - GA 9 GA 21 g 15, Left, 5 L aparotomy- Appendectomy (2 times) Saline PO antibiotics 12 + GA 14 10, Right, 12.5 L aparoscopic E lective Cesarean section at GA 37 wk (fetal cardiac anomaly) Healthy twins, GA 31 wk S pontaneous abortion at GA 21 wk O ngoing singleton IUP GA 25 wk IVF, in vitro fertilization; ET, embryo-transfer; OP, operation; WBC, white blood cell count (/mm 3 ); BT, body temperature; GA, gestational age; CDS, cul-desac; IUP, intrauterine pregnancy; NA, not available; IV, intravenous; LSO, left salpingo-oophorectomy; PO, per oral. a It contains vaginal irrigation method in oocyte retrieval and use of peri-retrieval antibiotics; b It is time of 1st operation for tuboovarian abscess; c All data are in time of diagnosis; d Symptom was developed 45 days after Cesarean section at 38 weeks; e Operation was done 15 days after delivery at 22 weeks; f She had only painless vaginal discharge at the first time; g The second operation was done 24 hours after delivery at 21 weeks. 897

5 KJOG Vol. 55, No. 11, 2012 항생제의사용역시예방효과가검증되지는않았다. 우리증례에서도 doxycycline 을경구로수술전, 후 5 일간사용하였다. 임신중의난소난관농양은그빈도가매우낮으며, 특히난자채취를 한산모의난소난관농양은더욱드물다. 영상검사및혈액검사등으로 는진단이어렵기때문에, 필요시빠른수술적진단이필요하며, 그치 료는광범위항생제를사용하는보존적치료부터수술적배농까지매 우다양하다. 저자들은자궁내막증이있는환자에서 IVF-ET 에의한임 신중기에발생한난소난관농양을치료한 1 예를경험하였기에간단한 문헌고찰과함께보고하는바이다. References 1. Jafari K, Vilovick-Kos J, Webster A, Stepto RC. Tubo-ovarian abscess in pregnancy. Obstet Gynecol Surv 1977;32: Cappell MS, Friedel D. Abdominal pain during pregnancy. Gastroenterol Clin North Am 2003;32: Chen YF, Hsu ST, Ho ES, Chou MM, Tseng JJ. Tuboovarian abscess in pregnancy. Taiwan J Obstet Gynecol 2008;47: Sharpe K, Karovitch AJ, Claman P, Suh KN. Transvaginal oocyte retrieval for in vitro fertilization complicated by ovarian abscess during pregnancy. Fertil Steril 2006;86:219. e Younis JS, Ezra Y, Laufer N, Ohel G. Late manifestation of pelvic abscess following oocyte retrieval, for in vitro fertilization, in patients with severe endometriosis and ovarian endometriomata. J Assist Reprod Genet 1997;14: Zweemer RP, Scheele F, Verheijen RH, Hummel P, Schats R. Ovarian abscess during pregnancy mimicking a leiomyoma of the uterus: a complication of transvaginal ultrasound-guided oocyte aspiration. J Assist Reprod Genet 1996;13: den Boon J, Kimmel CE, Nagel HT, van Roosmalen J. Pelvic abscess in the second half of pregnancy after oocyte retrieval for in-vitro fertilization: case report. Hum Reprod 1999;14: Matsunaga Y, Fukushima K, Nozaki M, Nakanami N, Kawano Y, Shigematsu T, et al. A case of pregnancy complicated by the development of a tubo-ovarian abscess following in vitro fertilization and embryo transfer. Am J Perinatol 2003;20: Padilla SL. Ovarian abscess following puncture of an endometrioma during ultrasound-guided oocyte retrieval. Hum Reprod 1993;8: Jahan T, Powell MC. Laparoscopic management of an ovarian abscess complicating in-vitro fertilisation pregnancy. J Obstet Gynaecol 2003;23: Al-Kuran O, Beitawi S, Al-Mehaisen L. Pelvic abscess complicating an in vitro fertilization pregnancy and review of the literature. J Assist Reprod Genet 2008;25: van Os HC, Roozenburg BJ, Janssen-Caspers HA, Leerentveld RA, Scholtes MC, Zeilmaker GH, et al. Vaginal disinfection with povidon iodine and the outcome of in-vitro fertilization. Hum Reprod 1992;7: IVF-ET 임신중기에발생한난소난관농양 차의과대학교강남차병원 1 산부인과교실, 2 병리과교실박서연 1, 송태종 1, 김영주 1, 이지은 1, 김미경 1, 김미라 1, 윤보성 1, 성석주 1, 심정연 2 임신중난소난관농양은드문질환으로, 그중에서도난자채취및배아이식을통해임신한산모에서나타나는경우는더욱더드물다. 증상도비특이적인경우가많아주로수술을통해진단되는경우가많다. 비록현재자궁내막증이있는여성에서난자채취및배아이식이효과적인임신방법으로여겨지지만난자채취과정에서자궁내막종에감염이되어임신중난소난관농양이발생될수있다. 본증례는난자채취및배아이식을통해임신에성공한뒤진단된난소난관농양의예로문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 난소난관농양, 난자채취, 배아이식, 임신 898

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Jkss hwp 급성복증을보이는감염성요막관기형 Infected Urachal Remnants with Symtoms of the Acute Abdomen: The Differential Diagnosis & Proper Management Jan Dy Lee, M.D., Chee Young Lim, M.D. 1, Hyoung Il Kim, M.D. 1, Chul Woon Chung,