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1 대흉외지 2008;41: 증례보고 박리성벽내성식도혈종 1 예보고 최진욱 * ㆍ이성수 * ㆍ최호 * ㆍ문종환 * ㆍ정상호 * Dissecting Intramural Hematoma of the Esophagus A case report Jin Wook Choi, M.D.*, Sung Soo Lee, M.D.*, Ho Choi, M.D.*, Jong Hwan Moon, M.D.*, Sang Ho Chung, R.N.* Dissection intramural hematoma of the esophagus (DIHO) is a rare, but well-documented condition that is part of the spectrum of acute esophageal injuries; these include the more common Mallory-Weiss tear and Boerhaave s syndrome. This disorder is predominantly seen in women during their sixth or seventh decade and the disease has various etiologies, but the pathogenesis has yet to be clarified. The triad of symptoms for this disorder includes retrosternal pain, hematemesis and odynophagia. It is important to differentiate esophageal submucosal dissection form other disorders that have a similar appearance, such as Mallory-Weiss syndrome and esophageal perforation because the prognosis of DIHO is excellent with conservative therapy and these other diseases require surgical treatment. We report here on a case of a dissecting intramural hematoma of the esophagus that was preoperatively misdiagnosed as the submucosal tumor of the esophagus preoperatively, and it was confirmed by Video-assisted thoracic surgery. Key words: 1. Esophageal surgery 2. Esophageal trauma 3. Hematoma (Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2008;41: ) 증례 35세여성이 4일간의상복부의통증및연하곤란을주소로본원응급실로내원하였다. 상기여성은평소특이질환없이지내오다최근직장문제등으로스트레스를많이받던중갑작스런상복부에타는듯한통증이발생하여인근병원응급실을방문하였으나혈액학적검사상정상소견보여퇴원하였고다음날에도같은양상의통증과연하곤란이지속되어본원응급실로내원하였다. 내원당시생체징후는정상이었고혈액학적검사에서도정상 소견이었다. 내원후시행한 EGD, EUS상앞니에서 26 cm에서 35 cm까지균일하지않은에코음영의종양이발견되었고 (Fig. 1), 흉부단층촬영및 PET-CT 결과역시점막하종양또는식도근종이의심되어흉부외과로수술의뢰된환자로수술은흉강경을통하여접근하였다 (Fig. 2). 수술시소견은하부식도는약간커져있었고그외특이소견은없었다. 식도의근육층을박리하던중검붉은혈종이다수관찰되었으며점막층까지박리하였으나종괴는발견되지않았다. 반복적인혈종제거및세척후에 * 아주대학교의과대학아주대학교병원흉부외과학교실 Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery Ajou University Hospital, Ajou University School of Medicine 본논문은 2007 년대한흉부외과학회제 39 차추계학술대회포스터발표되었음. 논문접수일 :2008 년 6 월 10 일, 심사통과일 :2008 년 7 월 17 일책임저자 : 이성수 ( ) 수원시영통구원천동산 5 번지, 아주대학교의과대학흉부외과학교실 (Tel) , (Fax) , chestlee@ajou.ac.kr 본논문의저작권및전자매체의지적소유권은대한흉부외과학회에있다. 782

최진욱외박리성벽내성식도혈종 Fig. 1. (A) Preoperative Esophagogastroduodenoscopy and (B) Endoscopic Ultrasonography.

EUS (B) shows the heterogenous echogenic mass like lesion originated from the secondary layer suggesting esophageal submucosal tumor. Fig. 2.

Chest CT scan (A) shows about 10 5 2 cm sized esophageal encircling soft tissue mass suggesting esophageal submucosal tumor such as leiomyoma.

수술 7일후위내시경을추적검사결과이전에보이던식도의외부압박소견은보이지않으며점막하출혈로인하여점막색깔이약간푸른색으로보이는것이외에특이소견이보이지않아정상적인퇴원이가능하였다 (Fig. 4).

2 최진욱외박리성벽내성식도혈종 Fig. 1. (A) Preoperative Esophagogastroduodenoscopy and (B) Endoscopic Ultrasonography. EGD (A) shows an extrinsic compressive mass like lesion extending from 26 cm to 40 cm from the incisor with slightly dark colored mucosa. EUS (B) shows the heterogenous echogenic mass like lesion originated from the secondary layer suggesting esophageal submucosal tumor. Fig. 2. (A) Preoperative Chest CT scan and (B) PET CT scan. Chest CT scan (A) shows about cm sized esophageal encircling soft tissue mass suggesting esophageal submucosal tumor such as leiomyoma. PET CT scan (B) shows no FDG uptake in periesophageal round long mass suggesting benign mass. 도종괴는발견되지않아서박리성벽내성식도혈종으로진단하고수술을끝낼수있었다 (Fig. 3). 수술 7일후위내시경을추적검사결과이전에보이던식도의외부압박소견은보이지않으며점막하출혈로인하여점막색깔이약간푸른색으로보이는것이외에특이소견이보이지않아정상적인퇴원이가능하였다 (Fig. 4). 고찰박리성벽내성식도혈종 (Dissecting intramural hematoma of esophagus) 은드문질환으로 1968년에 Marks와 Keet[1] 에의해처음보고되었다. 주로중년이후의 50 60대의여성에서발생하며다양한원인에의해유발될수있다. 박리성벽내성식도혈종의동의어로는식도졸증 (esophageal apoplexy), 점막하식도박리 (esophageal submucosal dissection), 또는식도벽내파열 (intramural hematoma of the esophagus) 이있다. 박리성벽내성식도혈종의원인으로는 (1) 비정상적인지혈 (abnormal homeostasis), (2) 구토성 (emetogenic), (3) 외상성 (traumatic), (4) 자발성 (spontaneous) 그리고 (5) 대동맥질환 (aortic disease) 과연관되어최근분류하고있다 [2]. 비정상적인지혈과관련된전신질환으로는만성신부전, 혈우병, 백혈병, 저혈소판증등이있으며그외정상적 783

대흉외지 2008;41:782-786 Fig. 3. Intraoperative finding. (A) Horizontal arrow ( ): mucosal layer, vertical arrow ( ): muscular layer, (B) Hematoma. Fig. 4.

colored mucosa of the esophagus. 인지혈에영향을미치는약제 (anticoagulants, anti-platelets, thrombolytic agents) 등도보고되고있다 [3].

구토에의해서유발되는기전은 Mallory-Weiss syndrome, Boerhaave s syndrome과같은식도내압상승으로인한급성식도손상으로보고있다.

물고기뼈등과같은음식물로인한경우직접적인손상을받은식도에서출혈이발생한다는이론이있으며또한음식물로인한비정상적인식도경련이일어남으로써출혈이발생하여벽내혈종이 발생한다는두가지이론이있다 [2].

3 대흉외지 2008;41: Fig. 3. Intraoperative finding. (A) Horizontal arrow ( ): mucosal layer, vertical arrow ( ): muscular layer, (B) Hematoma. Fig. 4. Postoperative Esophagogastroduodenoscopy (EGD) after 7 days, EGD shows no extrinsic compressive mass shown in previous study, but slightly blue colored mucosa of the esophagus. 인지혈에영향을미치는약제 (anticoagulants, anti-platelets, thrombolytic agents) 등도보고되고있다 [3]. 이질환의병인에대해서는아직모호한면이있으나, 하부식도의점막하층에서출혈이발생하여덮고있는점막층은유지된채광범위하게점막하층을박리시킴으로써유발되는것으로보고있다. 구토에의해서유발되는기전은 Mallory-Weiss syndrome, Boerhaave s syndrome과같은식도내압상승으로인한급성식도손상으로보고있다. 외상성인경우는위내시경을통한확장이나경화요법으로인한의인성 (iatrogenic) 및식도이물등과같은음식물에대한직접적인손상이원인으로보고되고있다 [4]. 물고기뼈등과같은음식물로인한경우직접적인손상을받은식도에서출혈이발생한다는이론이있으며또한음식물로인한비정상적인식도경련이일어남으로써출혈이발생하여벽내혈종이 발생한다는두가지이론이있다 [2]. 자발성 (spontaneous) 이라는용어는구토, 외인성, 비정상적인지혈등과같이원인이밝혀지지않은환자에서발생하는것으로 Kelly[5] 에의해정의하고있다. 특히 Cullen 과 McIntyre[6] 이조사한바로는원인을밝힐수없는경우가모든환자의 19% 라고보고하고있다. 박리성벽내성식도혈종은남성보다여성에서두배더많이발생하며특히중년여성 ( 평균 58세 ) 에서호발한다. 증상은 (1) 갑작스런흉통, (2) 연하통또는연하곤란 (odynophagia or dysphagia), (3) 토혈 (hematemesis) 등이있다. Cullen과 McIntyre[6] 은박리성벽내성환자 174명을조사한결과갑작스런흉통은 84%, 연하곤란은 56%, 토혈은 59% 에서호소하고있다. 또한 3가지증상중한가지이상증상을호소한경우가 99%, 두가지이상인경우 79%, 세가지모든증상을호소하는경우가 32% 라고보고하고있다. 784

4 최진욱외박리성벽내성식도혈종 박리성벽내성식도혈종을진단함에있어감별해야할질환으로는흉통을호소하는모든질환이포함되며심전도, 혈액학적인검사및 CT를통해서심장질환및대동맥질환과감별가능하다. 특히급성식도손상을일으키는 Mallory -Weiss, Boerhaave s syndrome 등과구분되어져야한다. Boerhaave s syndrome은중년의남성에서발생하며특히심한구토후발생하는흉통이특징적이며일반적인흉부방사선촬영에서이상소견을보여박리성벽내성식도혈종과구분된다. Mallory -Weiss syndrome 역시중년남성에서호발하고위내시경상식도하부의점막의손상으로박리성벽내성식도혈종과구별할수있다. 또한급성식도손상을식도전층을침범하는 Boerhaave s syndrome 과식도점막만침범하는 Mallory -Weiss syndrome 그리고중간단계로써박리성벽내성식도종양으로구분되어야한다고주장하는저자들도있다 [7]. 식도혈종의진단은식도조영술, 흉부전산화단층촬영, 위내시경및내시경초음파검사 (Endoscopic Utrasonography) 등으로가능하다. 흉부전산화단층촬영으로조영증가되지않는점막하종괴를확인할수있다. 위내시경으로는검은색또는적자색의점막하병변에의해식도내강으로돌출되어협착을보이면전형적인벽내성식도혈종이라할수있다 [8]. 식도조영술에서는조영제가벽내박리된공간으로유입되면서식도내강이두겹으로관찰되는소견 (double-barrelled esophagus) 이전형적이며, 일부에서는혈종의모양에따라식도내강의음영결손으로관찰되기도한다. 내시경초음파검사상점막하의균질한낮은에코의병변 (homogenous hypoechoic lesion) 을보이기도하지만전형적이지는않다. 감별진단이어려울경우에흉부자기공명촬영을하기도하며이때 T1이나 T2 강조영상에서중등도의신호강도를보이는큰종괴가식도전장에걸쳐나타나기도한다 [2]. 치료는금식과수액요법으로 1 2주후면회복되며, 대부분의증상은보통급격히소실되었다고보고된다 [6-8]. Cullen과 McIntyre[6] 은박리성벽내성식도혈종환자중 17 명 (10%) 에서수술이시행되었고이중 4명의환자는잘못된진단으로수술받았으며수술받은 6명의환자는후향적으로분석한결과수술이필요치않은것으로판단되었다. 이중 7명의환자는심한동맥성출혈및식도파열그리고식도내질환으로수술받은것으로조사되었다. 따 라서박리성벽내성환자에서 (1) 지속적인토혈소견, (2) 식도근층에심한혈종소견, (3) 식도혈종이식도열상을통하여종격동으로확산, (4) 식도천공이의심될경우수술이필요하다고보고있다 [2,5-7]. 예후는다른급성식도손상 (Mallory -Weiss, Boerhaave s syndrome) 에비해매우양호하며 90% 이상에서수술이필요치않으며내과적인치료만으로증상소실및치료가종결되었다 [6-8]. 본증례와같이박리성벽내성혈종이종종식도종양으로오인되어수술한예가보고되고있지만중년여성에서갑작스런흉통및연하곤란이있을경우한번쯤박리성벽내성식도혈종을의심해보아야한다고생각된다. 특히벽내성식도혈종이다른식도질환처럼많이알려지지않은관계로진단시많은어려움이있지만이번증례를통하여급성식도손상이 Mallory -Weiss, Boerhaave s syndrome외에박리성벽내성식도손상이포함되어있음을알리고자보고하는바이다. 참고문헌 1. Marks IJ, Keet AD. Intraluminal rupture of the esophagus. Br Med J 1968;3: Restrepo CS, Lemos DF, Ocazionez D, et al. Intramural hematoma of the esophagus: a pictorial essay. Emerg Radiol 2008;15: Ashman FC, Hill MC, Saba GP, Diaconis JN. Esophageal hematoma associated with thrombocytopenia. Gastrointest Radiol 1978;3: Jones DB, Frost RA, Goodacre RL. Intramural hematoma of the esophagus-a complication of endoscopic injection sclerotherapy. Gastrointest Endosc 1986;32: Kelly DL, Neugebauer MK, Fosberg RG. Spontaneous intramural esophageal perforation. J Thorac Cardiovascu Surg 1972;63: Cullen SN, McIntyre AS. Dissecting intramural hematoma of the oesophagus. Eur J Gastroenterol Hepatol 2000;12: Jotte RS. Esophageal apoplexy: case report, review, and comparison with other esophageal disorders. J Emerg Med 1991;9: Yoon YH, Kim HK, Kang JS. Intermuscular hematoma in esophagus: without tearing. Korean J Thorac Cariovasc Surg 1999;32:

5 대흉외지 2008;41: = 국문초록 = 박리성벽내성식도혈종은 Mallory-Weiss syndrome 또는 Boerhaave s syndrome 같이잘알려진급성식도손상과달리매운드문질환이다. 이질환은다양한원인에의해서주로중년여성에서발병하지만아직정확한병인론에대해서는아직확립되어있지않다. 3 대증상으로는흉통, 토혈그리고연하곤란으로알려져있다. 특히박리성벽내성식도혈종은수술이필요한식도질환과구분되어야하는데그이유는일반적인내과적인치료로도예후가양호하기때문이다. 본증례는 4 일동안의흉통및연하곤란을주소로내원한 36 세여자환자로여러가지검사상식도점막하종양으로판단되어흉부외과에의뢰된환자로수술후박리성벽내성식도혈종으로진단되어보고하는바이다. 중심단어 :1. 식도수술 2. 급성식도손상 3. 혈종 786

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<31362EB1E8BAB4C8F12E687770> 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 2007 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1 예 동아대학교의과대학내과학교실 김병희 강기태 김경태 박은희 이성욱 한상영 장진석 =Abstract= Endoscopic treatment of spontaneous intramural dissection of the esophagus: A case report Byoung