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1 210 pissn : , eissn : Symposium J Korean Orthop Assoc 2018; 53: Knowledge Updates in Pediatric Orthopedic Sports Medicine 소아청소년에서의거골골연골병변 송미현 고려대학교구로병원정형외과 Osteochondral Lesion of the Talus in Children and Adolescents Mi Hyun Song, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, Korea University Guro Hospital, Seoul, Korea Osteochondral lesion of the talus (OLT) is a disease affecting the subchondral bone and articular cartilage of the talus, which may cause fragmentation and displacement of the osteochondral lesion. The stability of the joint and the size of the lesion are important prognostic factors. Conservative treatment is preferred in the initial treatment of OLT in skeletal immature patients because it has a more favorable prognosis than adult OLT in terms of the healing potential and improvement of symptoms. Surgery is recommended when the conservative outcome is unsatisfactory and the fragment is large or displaced. Surgical procedures, including marrow stimulation technique, autologous osteochondral transplantation, and autologous chondrocyte implantation, were performed depending on the condition of the osteochondral lesion. Key words: osteochondral lesion, talus, ankle, children, adolescents 서론 거골골연골병변 (osteochondral lesion of the talus) 은거골의관절연골 (articular cartilage) 및연골하골 (subchondral bone) 을포함하는관절면 (articular surface) 에분절 (fragmentation) 과잠재적인분리가나타나는질환이다. 1,2) 6-11세사이에발생하기도하나 12-19세사이의청소년기에가장호발하며경쟁적인스포츠활동참여와발생간에연관성이높은것으로알려져있다. 3) 관절면에서분절된골연골편 (osteochondral fragment) 의역학적안정성 (mechanical stability) 과크기가중요한예후인자로알려져있으며, 4-7) 관절면이유지되고병변이전위되지않은경우에는수술적치료없이보존적치료만으로치유될가능성이높다. 8-11) 하지만역학적으로 Received November 3, 2017 Revised January 11, 2018 Accepted February 22, 2018 Correspondence to: Mi Hyun Song, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, Korea University Guro Hospital, 148 Gurodongro, Guro-gu, Seoul 08308, Korea TEL: FAX: wwiiw@naver.com ORCID: 불안정한골연골편은골연골결손 (osteochondral defect) 부위에서전위되어관절내유리체 (intra-articular loose body) 로진행될수있으므로수술적치료가반드시필요한것으로보고되고있다. 12) 최근체육활동의증가로인하여소아청소년에서의거골골연골병변의유병률도증가하고있는추세이다. 이러한소아청소년거골골연골병변은성인의경우보다더좋은예후를보이며골관절염으로의진행가능성도매우낮은것으로보고되고있다. 10) 본논문에서는소아청소년스포츠손상의일환으로발목손상의대표적병변인거골골연골병변의최신지견을포함한전반적인내용에대해문헌고찰과함께보고하고자한다. 본론 1. 발생기전및원인거골골연골병변의발생기전은명확히알려져있지는않으나외상성, 허혈성요인과유전, 내분비및감염연관성이제시되고있다 ) Bauer 등 9) 은외상과연관하여격렬하고반복적인고강도신체활동이지속적인미세손상 (microtrauma) 을일으켜거골골 The Journal of the Korean Orthopaedic Association Volume 53 Number Copyright 2018 by The Korean Orthopaedic Association This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

2 211 Osteochondral Lesion of the Talus in Children and Adolescents 연골병변으로이어지는것으로추정하였다. 주로과체중이거나관절의이완성이있는환자에서회내 (supination)/ 회외력 (pronation) 에의한족관절염좌가발생할때거골골연골병변이동반될수있는것으로알려져있다. 위치에따라서는병변이거골의전외측에위치할경우에는외상성일가능성이높고후내측병변의경우에는비외상성또는허혈성일가능성이높다. 17) 허혈성손상도거골골연골병변의다른원인으로받아들여지고있다. 13,14) 거골의연골하골에손상이발생한후치유과정이불안정하게진행되면거골에경화성조직 (sclerotic tissue) 이발생되고혈액공급이제한되면서이차적인연골병변으로진행된다. 병변이초자연골 (hyaline cartilage) 표면까지진행되면유리체가발생된다. 12) 2. 임상적평가거골골연골병변은아무런증상을보이지않는경우도있고발생수개월이지나서야경미한증상이시작되기도한다. 90% 이상의환자에서보행시에만성적인경미한통증을느끼고통증과붓기가주된증상이며그외에도관절의불안정성 (instability) 과발목의운동제한을보이기도한다. 관절내유리체가있는경우에는잠김 (locking) 현상을호소하기도한다. 간혹파행 (limp) 이나진통보행 (antalgic gait) 을보이는경우도있다. 촉진으로거골의후내측혹은전외측면에서압통을확인할수있으며발목관절의불안정성과거골의골연골병변의병발이의심될때에는전방전위검사 (anterior drawer test) 나거골기울기검사 (talar tilt test) 의수행이요구된다. 12) 3. 영상의학적검사통상적인단순방사선영상에서는병변이보이지않는경우가있으므로사면 (oblique) 영상과족저굴곡 (plantarflexion) 영상을추가로촬영하면족관절후방에위치한병변을확인하는데유리하다. 단순방사선영상에서방사선투과성 (radiolucency) 병변으로나타나며경화성가장자리 (sclerotic rim) 를동반한골결손부위로관찰되기도한다. 민감도는 68.5% 로그리높지않다. 진단에가장유용한검사는자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 촬영이다. 2,5-7,18) MRI 영상에서는병변의크기와위치, 연골면의상태, 유리체의존재등을명확히평가할수있기때문에병변의진행단계를판단하는데유리하다. 또한종골의스트레스골절 (stress fracture) 이나활액막염 (synovitis) 과같이병발할수있는다른상태에대해서도확인이가능하다는장점이있다. 분리된골연골편은 T1-강조영상 (T1-weighted image) 에서저신호강도 (low signal intensity) 로보이고,T2-강조영상 (T2-weighted image) 에서는중등도혹은고신호강도 (high signal intensity) 로확인된다. MRI 소견은관절경소견과일치하는경향 ( 민감도 92%, 특이도 55%) 을보이나골연골편의불안정성평가 에있어서는위양성 (false positive) 소견이관찰되기도한다. 2) 주로 Berndt와 Harty 분류 III단계에서이러한위양성소견이관찰된다. 골연골편의안정성평가를위해서 T1-강조영상에관절면의균열소견을확인하는것이신뢰성을높일수있는방법으로제시되고있으며, magnetic resonance 관절조영술 (arthrography) 을이용하여표면의연골의상태와골연골편의분리여부에대해서확인하는방법이보고되기도하였다. 19) 컴퓨터단층촬영 (computed tomography) 영상은골병변을정밀히확인하는데에유용한검사로연골하골의상태와골편의분리여부에대해확인할수있으나어린환아에서는방사선조사의부담이존재한다는단점이있다. 20) 핵의학적검사 (scintigraphy) 도진단에사용이가능하나, 21) 이검사만으로는골연골편의불안정성여부를판단할수없기때문에치료방법을결정하는데에있어서는유용하지않다. 4. 분류법단순방사선영상을이용한 Berndt와 Harty 분류법이가장기본적으로사용된다. 22) Berndt와 Harty 분류 I단계에서는연골하골에압박손상만이확인되며, 이후골연골편의부분적인분리가관찰되면 Berndt 와 Harty 분류 II 단계로분류된다. 완전한분리가일어났지만전위가일어나기전단계는 Berndt와 Harty 분류 III단계로, 유리체가관찰되면 Berndt와 Harty 분류 IV단계로분류된다. 기존의분류법에관절경소견과 MRI 소견을반영하여수정된 Berndt와 Harty 분류법이발표되기도하였다 ) 그외에 Dipaola 등 26) 은 MRI 소견을기반으로한분류법 (Table 1) 을발표하였고, Vannini 등 27) 은급성과만성여부에따라병변을분류 (Table 2) 하고각단계별로가장적절한치료의방법을제시하기도하였다. 5. 비수술적치료성인의거골골연골병변에서안정적인병변 (Berndt 와 Harty 분류 I-II단계 ) 은보존적치료를시도하고병변이불안정한상태인 III-IV단계에서는수술적치료가시행된다. 그러나소아및청소년에서발생한거골골연골병변의경우에성인보다보존적치료로병변이치유되고증상이호전될가능성이높기때문에보존적치료가우선시되며잔여성장이충분히남은환아의경우에특히그러하다 (Fig. 1). 28) 보존적치료의방법으로는석고고정을통하여움직임을제한하고체중부하와보행을제한하는방법이있다. 10) 환자들은주로 4-8주간석고고정을하고목발을이용한비체중부하보행을시행한다. 8,10,28) 그이후에는석고를제거하고보조기를착용하면서적극적인관절운동을시행하여발목관절운동범위의회복을얻는다. 8,28) 목발보행은최소 6개월간지속한다. 10) 기존의연구를살펴보면 Higuera 등 10) 은 Berndt와 Harty 분류

3 212 Mi Hyun Song Table 1. Dipaola Staging System Stage Arthroscopic Magnetic resonance imaging I Irregularity and softening of articular cartilage, no definable fragment Thickening of articular cartilage and low signal changes II Articular cartilage breached, definable fragment, not displaceable Articular cartilage breached, low signal rim behind fragment indicating fibrous attachment III Articular cartilage breached, definable fragment, displaceable, but attached by some overlying articular cartilage Articular cartilage breached, high signal changes behind fragment indicating synovial fluid between fragment and underlying subchondral bone IV Loose body Loose body Cited from the article of Dipaola et al. (Arthroscopy. 1991;7:101-4).26) Table 2. Giannini s Classification Stage Acute injuries Chronic injuries Extension Treatment 2 I <1 cm in diameter of lesions Debridement II >1 cm2 in diameter of lesions Fixation 0 Injuries with preserve the joint surfaces Retrograde drilling 2 <1.5 cm in diameter of lesions I Microfracture 2 Lesions with >1.5 cm in diameter and <5 mm in depth II Cartilage replacement 2 IIA Lesions with >1.5 cm in diameter and >5 mm in depth Cartilage replacement+bone graft III Anatomy disruption Massive graft Cited from the article of Vannini et al. (Orthop Clin North Am. 2012;43:237-44).27) A B C D Figure 1. Case of a 6-year-old boy treated conservatively. (A) Initial anteroposterior (AP) radiograph of the ankle joint showing a large osteolytic lesion with a sclerotic rim in the lateral aspect of the talar dome. (B) Coronal T2-weighted fat suppression magnetic resonance imaging showing an osteochondral fragment with high signal intensity in the medial aspect of the talar dome with intact articular cartilage. The lesion was classified as stage II according to Dipaola et al.26) (C) After a 2-year follow-up, the size of the lesion decreased on the AP radiograph. (D) Final AP radiograph at the 4-year follow-up showing complete healing of the lesion. I-III단계의 골연골 병변 환아들을 대상으로 68%에서 보존적 치 계적 차이는 관찰되지 않았다. 그러나 Perumal 등8)은 초기 6개월 료를 시행하였으며 추시 도중 1예에서 수술적 치료가 필요하였 간 보존적 치료를 시행한 결과, 16%의 환자에서만 증상이 호전되 지만 이를 제외한 대부분의 환아들에서는 만족스러운 결과를 얻 고 나머지 77%의 환자에서는 증상이 지속되거나 6%의 환자에서 을 수 있었다고 하였다. Kim 등28)의 연구에서도 비수술적으로 치 는 증상이 악화되었으며 최종적으로는 42%의 환자에서 통증이 료한 환아군과 수술적 치료를 시행한 환아군의 치료 결과에서 통 동반된 병변으로 인해 수술적 치료가 필요하였다고 보고하였다.

4 213 Osteochondral Lesion of the Talus in Children and Adolescents 따라서 소아청소년기 거골 골연골 병변에서의 수술 적응증에 osteochondral transplantation), 자가 연골세포 이식술(autologous 대해서는 아직 확립된 바가 없다. 대부분 초기 치료로는 보존적 chondrocyte implantation), 골수 유래 세포 이식술(bone mar- 치료가 우선시되지만 6개월 이상의 보존적 치료에도 통증이 지 row-derived cells transplantation), 이종 골연골 이식술(allogenic 속되거나 병변의 크기가 큰 경우와 전위가 발생한 경우에는 수술 osteochondral transplantation) 등을 시행하게 된다. 4,8,10-12,29) 관절 연골의 상태와 골연골편의 안정 골수 자극술에는 천공술(drilling)과 미세골절술(microfracture) 30) 성 여부도 치료 방법을 결정하는 데 중요한 기준으로 생각된다. 등의 방법이 있다. 천공술은 골연골편이 안정적인 초기 병변에 또한 방사선적으로 치유가 완료되기까지 오랜 시간이 걸리기 때 주로 사용되는 방법이다. K-강선을 이용하여 거골의 연골하골까 문에 실제 임상 증상은 없으나 방사선상으로는 병변이 계속 관찰 지 천공을 시행하면 천공 부위에서 관절면으로 골모세포들이 새 되는 경우를 볼 수 있다. 이러한 경우에는 임상적으로 증상의 지 어 나오면서 골연골편의 골유합과 신생혈관생성(neovasculariza- 속되는지 여부에 따라 보존적 요법과 수술적 요법 여부를 결정하 tion)을 촉진시키는 것으로 예상된다.29,31) 천공술은 K-강선이 삽 적 치료가 권장된다. 12) 입되는 방향에 따라 순행성 천공술(antegrade drilling)과 역행성 기도 한다. 천공술(retrograde drilling) (Fig. 2)로 나뉜다. 순행성 천공술은 핀 6. 수술적 치료 이 경골 내과(medial malleolus)를 관통하게 되므로 손상이 없었 수술적 치료를 요하는 경우에는 병변의 상태에 따라 골수 자극 던 경골의 관절면과 원위 경골 성장판을 손상시킬 수 있다는 단 술(marrow stimulation technique), 자가 골연골 이식술(autologous 점을 갖고 있다. 역행성 천공술은 거골두(head of the talus)에서 거 A B C D E Figure 2. Case of an 11-year-old boy who underwent arthroscopic retrograde drilling and bone graft. (A) Preoperative anteroposterior (AP) radiograph of the ankle joint showing complete detachment of the osteochondral fragment in the medial aspect of the talar dome. This concurred with the Berndt and Harty stage III osteochondral lesion of the talus. (B) Coronal T1-weighted magnetic resonance imaging showing an iso-intense osteochondral fragment in the medial aspect of the talar dome with a low signal intensity lesion behind the fragment. The lesion was classified as stage II according to Dipaola et al.26) (C) Intraoperative arthroscopic image demonstrating an intact articular surface of the talar dome. (D) Intraoperative C-arm image performing retrograde drilling. (E) Postoperative 2-year AP radiograph showing complete healing of the lesion. A B C D E Figure 3. Case of a 17-year-old boy who underwent autologous osteochondral transplantation. (A) Preoperative anteroposterior (AP) radiograph of the ankle joint showing displacement of the osteochondral lesion in the medial aspect of the talar dome. The lesion was classified as a Berndt and Harty stage IV osteochondral lesion of the talus. (B) Coronal T2-weighted fat suppression magnetic resonance imaging showing the detachment of articular cartilage of the medial talar dome, which indicated that the lesion was classified as stage IV according to Dipaola et al.26) (C) Intraoperative gross photograph demonstrating a large-sized osteochondral lesion of the talar dome. (D) Postoperative gross photograph of the autologous osteochondral transplantation. (E) Postoperative 7-year AP radiograph showing complete healing of the lesion.

5 214 Mi Hyun Song 골원개 (talar dome) 로핀을삽입하므로이러한단점은없으나기술적으로어렵고골편의전위를유발할수있다는단점이있다. 12) 천공술이후 90% 정도에서병변의치유를얻었다고보고되고있다. 31) 병변의분리와부분적인전위가진행된경우에단순제거술 (excision) 을시행하기도하지만선호되는방법은아니다. 단순제거술은단기추시결과는좋으나장기적으로는골관절염등의후유증을남길위험성이높은것으로알려져있다. 골연골편의생존력 (viability) 을판단하여고정이가능하다면 K-강선, 압박나사못등을이용하여골연골편을고정하는것이관절면을보존하는데더유리하다. 32) 하지만이역시장기추시결과에대해서는보고가드물다. 미세절골술은주로작은사이즈의병변 (<1.50 cm 2 ) 에서치료방법으로사용되며, 손상된관절표면은섬유연골 (fibrocartilage) 로회복된다. 12) 수술방법이쉽고간단한것이장점이나섬유연골로회복된단면이주위정상관절면과일치하지않으므로병변이큰경우에는적합하지않다. 단기적으로는만족스러운결과가보고되었으나, 33) 중기적인추시결과에서는자가골연골이식술에비하여임상적으로나 MRI상으로좋지않은결과를보인다. 34) 슬관절골연골병변에서미세절골술후결과를확인해보았을때 41% 의환자에서병변의치유에실패한것으로보고되었다. 34) 1-5 cm 2 사이즈의병변에대해서는자가골연골이식술이유용하다 (Fig. 3). 34,35) 주로대퇴골외과의비체중부하부위에서골연골이식물 (osteochondral plug) 을채취하여거골의병변에삽입한다. 성인에서와같이내과절골도달법을사용하므로성장종료이후수술을시행하는것이적당하다. 미세절골술과달리골연골이식물이삽입된부위는초자연골로회복되는것이큰장점이다. 하지만이식물사이의간격은섬유연골이생성된다. 공여부위에서얻을수있는이식물의크기가제한되어있어크기가큰병변에는적합하지않다는점과공여부위에합병증이발생할수있다는점도단점이다. 이식된골연골편이돌출되면관절운동시에충돌을일으킬수있으므로임펙터 (impacter) 를이용하여표면을다듬으며안정적으로삽입한다. 12) 술기가까다로우므로전용기구들을이용하는것이좋고주로관혈적접근법을통하여수술한다. 넓은면적의병변에서는자가연골세포이식술을시행하기도한다. 36) 슬관절의골연골병변에서시도되었던이술식은병변부위를초자연골과섬유연골이혼재되어있는형태로재생시키는것으로알려져있다. 임상적으로만족스러운결과들이보고되고있으나장기추시에서얼마나유용한지는아직입증되지않았다. 최근에는골수유래세포이식술도시도되고있다. 26,37) 골수유래세포가갖고있는다기능성 (multipotential ability) 으로인하여병변이재생되는것으로알려져있으나역시장기추시결과는보고된바가없다. 이종골연골이식술은병변의크기가큰소아청소년기의슬관절골연골병변에서유용성이보고기도하였으나소아청소년기거골골연골병변에서는아직유용성이확인되지않고있다. 38) 결론 거골골연골병변은거골의관절연골과연골하골에분절과분리가나타나는질환이다. 관절면에서분절된골연골편의안정성과크기에따라치료방법과예후가결정된다. 소아및청소년의거골골연골병변은성인의경우보다병변이치유되고증상이호전될가능성이높기때문에보존적치료가우선고려된다. 하지만보존적치료에실패하거나, 병변의크기가큰경우, 또한전위가발생한경우에는병변의상태에따라골수자극술, 자가골연골이식술등을시행하게된다. CONFLICTS OF INTEREST The author has nothing to disclose. REFERENCES 1. Bruns JBP. Osteochondrosis dissecans. Arthroskopie. 1998; 11: Heywood CS, Benke MT, Brindle K, Fine KM. Correlation of magnetic resonance imaging to arthroscopic findings of stability in juvenile osteochondritis dissecans. Arthroscopy. 2011;27: Kessler JI, Weiss JM, Nikizad H, et al. Osteochondritis dissecans of the ankle in children and adolescents: demographics and epidemiology. Am J Sports Med. 2014;42: Wall E, Von Stein D. Juvenile osteochondritis dissecans. Orthop Clin North Am. 2003;34: Wall EJ, Vourazeris J, Myer GD, et al. The healing potential of stable juvenile osteochondritis dissecans knee lesions. J Bone Joint Surg Am. 2008;90: Hughes JA, Cook JV, Churchill MA, Warren ME. Juvenile osteochondritis dissecans: a 5-year review of the natural history using clinical and MRI evaluation. Pediatr Radiol. 2003;33: Samora WP, Chevillet J, Adler B, Young GS, Klingele KE. Juvenile osteochondritis dissecans of the knee: predictors of lesion stability. J Pediatr Orthop. 2012;32: Perumal V, Wall E, Babekir N. Juvenile osteochondritis disse-

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