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1 DTF! SFQPSU 대한족부족관절학회지 : 제 16 권제 1 호 2012 J Korean Foot nkle Soc. Vol. 16. No. 1. pp.65-69, 2012 양측성완전거종골결합증에서시행한종골의외측전위절골술 (1 예보고 ) 충북대학교의과대학정형외과학교실 김석원 조병기 김용민 김동수 최의성 손현철 박경진 박지강 Lateral Sliding alcaneal Osteotomy for ilateral Talocalcaneal oalition with omplete one ridge ( ase Report) Seok-Won Kim, M.D., yung-ki ho, M.D., Yong-Min Kim, M.D., Dong-Soo Kim, M.D., Eui-Sung hoi, M.D., Hyun-hul Shon, M.D., Kyoung-Jin Park, M.D., Ji-Kang Park, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, ollege of Medicine, hungbuk National University, heongju, Korea =bstract= Talocalcaneal coalition known as the most common tarsal coalition is a congenital failure of segmentation. Talocalcaneal coalition with complete bone bridge is very rare, and there are few references in the literature about the clinical results and the operative method for this type of tarsal coalition. We report a case of 15 years old female with complete talocalcaneal coalition, who showed good clinical results by lateral sliding calcaneal osteotomy. Key Words: Talocalcaneal coalition, ilateral, omplete bone bridge, Lateral sliding calcaneal osteotomy 서 론 거종골결합증 (talocalcaneal coalition) 은가장흔한족근골결합으로알려져있으며, 약 50% 정도가양측성인것으로보고되어있다. 두족근골사이의연결골교 (bone bridge) 는관절을부분적또는전체적으로침범할수있으 Received: January 15, 2012 Revised: January 30, 2012 ccepted: February 14, 2012 yung-ki ho, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, hungbuk National University Hospital, 776 Sunwhan-ro 1, Heungdeok-gu, heongju , Korea Tel: Fax: titanick25@yahoo.co.kr 며, 그침범정도에따라증상과수술적치료방법도달라지게된다. 대부분의증상은 12-16세경골교가연골결합 (synchondrosis) 에서골성결합 (synostosis) 으로변형되면서나타나며, 거골하관절의일부가결합되어운동제한, 보행시의불편감, 통증, 편평외반족등을보이게된다. 골교가거골하관절전체를침범하는완전골결합증이발생하는경우적절한치료방법에대해고민하게되나, 보존적치료에증상호전이없을시의수술기법및임상결과에대해선아직알려진바가없다. 종골의외측전위절골술을통해만족스러운치료결과를얻을수있었다. 저자들은완전거종골결합증이양측성으로발생한매우드문유형의증례를경험하였으며, 중골외측전위절골술을통해양호한임상결과를얻었기에이를보고하고자한다

2 김석원 조병기 김용민 김동수 최의성 손현철 박경진 박지강 D 증례보고 15세 여자환자가 약 2년 전부터 서서히 진행된 보행 시 의 우측 족부 외측열 통증과 오리 걸음(waddling gait)을 주 소로 내원하였다. 신체 검사상 양측 거골하 관절의 움직임 이 거의 없는 상태로 우측은 약 10도, 좌측은 약 5도 정도 의 강직성 후족부 내반 변형이 관찰되었으며, 발목 관절의 운동 범위는 정상적이었으나 수동적 족배굴곡 시 종아리 뒤쪽으로 경도의 불편감을 호소하였다. 요족 및 편평족 변 형은 없었으며, 우측 족부 외측열에 굳은 살이 형성되어 있 었고 이 부위에서 경도의 압통이 확인되었다. 양측 하지의 외형적 두께는 동일하였으나 극과 거리(spine malleolar distance) 측정상 약 1 cm 정도의 하지부동이 관찰되었으 며, 전산화 단층촬영 검사(T scanogram)에서도 유사한 정 도로 우측 하지가 좌측에 비해 약간 짧은 소견이었다. 환자 의 과거력상 특별한 외상 및 질병력은 없었으나, 달리기 같 은 운동을 잘 못했다고 하며 양측 거골하 관절의 운동 강직 에 대해서는 예전부터 인지하고 있었으나 일상 생활에 큰 불편감이 없어 그 동안 진료를 받은 적이 없었다고 하였다. 단순 방사선 검사상 거골과 종골이 완전한 골교(complete bone bridge)에 의해 유합되어 있는 거종 골결합증이 발견 되었으며, 양측에서 거의 유사한 양상이었다(Fig. 1). 전산 화 단층촬영 검사상 거골과 종골의 결합부위는 거골하 관 절의 모든 관절면을 통해 피질골과 해면골의 연속성이 완 전하게 유지되어 있는 상태로, 인접한 족근골 간의 관절면 은 모두 정상 소견이었다(Fig. 2). 후족부의 내반 변형에 의 해 보행 시 족부 외측열에 가해지는 과도한 압력을 완충할 수 있도록 교정 깔창을 착용시키고 약 2개월간 약물, 물리 Figure 1. Plain radiographs of 15 years old female patient. Preoperative standing lateral radiographs (, ) show bilateral talocalcaneal coalition without pes planus deformity. Preoperative oblique radiographs (, D) show bilateral talocalcaneal coalition with complete bone bridge. D Figure 2. Preoperative T scan of right ankle (, ) and left ankle (, D) show talocalcaneal coalition with complete bone bridge. 치료 등의 보존적 치료를 우선 시행하였다. 그러나 보존적 치료에 뚜렷한 증상 호전이 없었으며 거골하 관절이 이미 완전히 유합되어 후족부에 강직성 내반 변형이 진행되어 있는바, 보행 시의 적절한 족저 압력 분포와 후족부의 정렬 을 회복시키는 것에 초점을 두어 증상이 있는 우측에만 수 술적 치료를 시행하였다. 종골의 외측면으로 접근하여 절골 술을 가한 뒤, 후방돌기 골편을 외측으로 이동시키는 종골 외측 전위 절골술을 시행하였고 직경 6.5 mm cutrak 압 박나사(cumed, eaverton, OR, US)를 이용해 내고정

3 양측성 완전 거종 골 결합증에서 시행한 종골의 외측 전위 절골술(1예 보고) Figure 3. Immediate postoperative lateral radiograph () shows stable fixation using headless compression screw after the lateral sliding calcaneal osteotomy. Follow-up radiographs at postoperative 1 year (, ) show the union of osteotomy site. Figure 4. Preoperative hindfoot alignment view () shows hindfoot varus malalignment of right foot. Follow-up radiographs at postoperative 1 year () show the restoration of hindfoot alignment. 의 굳은 살은 모두 소실되었다. 후족부 정렬 영상(hindfoot alignment view)에서도 우측 후족부의 내반 변형이 교정되어 정상적인 정렬상태를 회복한 것을 확인할 수 있었다(Fig. 4). 을 시행하였다. 종골의 외측 전위 시 우측 하지부동을 교정 해주기 위해 약 1 cm의 하방 전위를 추가한 상태에서 고정 이 이루어졌다(Fig. 3). 술 후 4주간 기브스 고정 및 비체 중 부하 목발 보행을 유지하였고, 8주째부터 전체중 부하 보행을 허용하였다. 약 12주째 방사선학적 검사상 절골 부 위의 완전한 골유합을 얻었으며, 술 후 12개월째 추시상 양 측 족부의 통증 없이 정상적인 일상생활 및 학교 활동이 가 능하였다. 장시간의 보행이나 불규칙한 지면에서의 보행 시 경도의 불편감이 남아 있다고 하였으며, 미국족부정형외과 학회(merican Orthopaedic Foot and nkle Society, OFS)의 족관절-후족부 평가표상 87점으로 양호한 임상 결과를 보였다. 외형적인 걸음걸이 모습의 호전에 대해서는 환자와 보호자 모두 만족스러워 했으며, 우측 족부 외측열 고 찰 족근 골 결합은 두 개 이상의 족근 골이 골, 연골 또는 섬 유 결합의 형태로 서로 연결된 경우를 통칭하는 것으로, 족 근 골 결합의 대부분이 증상이 없다가 우연히 발견되는 경 우가 많아 정확한 발생 빈도를 알기가 어려우나 많은 연구 에서 전체 인구의 약 1-6%에서 발생되는 것으로 보고되고 있다.1-3) 양측성으로 나타나는 경우가 50-80%에 이르며 남 녀간의 발생빈도의 차이는 없고, 종주상 결합과 거종 결합

4 김석원 조병기 김용민 김동수 최의성 손현철 박경진 박지강 이 90% 이상을차지하는것으로알려져있다. 1,4,5) 종주상 (calcaneonavicular) 결합의경우 8-12 세, 거종 (talocalcaneal) 결합의경우대개 12-16세에증상이나타나며, 종주상결합과거주상결합이동시에발생되는경우도보고되어있다. 1,5) 족근골결합의원인에대한여러가지가설이있으며 Leoucq의가설이가장일반적으로받아들여지고있다. 1) 이가설은상염색체의결손이나임신첫 3개월동안의이상으로인하여태생기간엽조직이분화에실패하여족근골결합이발생한다는것이며, 이외에도족근골에인접한부골의골화과정에서발생한다는가설과, 외상, 종양, 감염등에의해 2차적으로발생한다는가설도제기되었다. 1,6,7) 본증례에서발생한양측성완전거종골결합의원인은 Leoucq의가설에부합하는것으로생각된다. 환자의과거력상양측족부의외상, 종양, 감염의증거는없었으며, 상염색체우성의유전경향이나환자의임신기간중에발생한특이사항도발견되지않았다. 단순방사선및컴퓨터단층촬영검사상거골과종골에종양또는이전에골절이있었던흔적은발견할수없었으며, 거골과종골의결합부위에서피질골과해면골의연속성이완전하게유지되어있는상태로, 인접한족근골간의관절면은모두정상소견이었다. 또한거골하관절면의전체를침범한골결합이인접한부골의골화에의해발생되었을가능성은거의없을것으로판단된다. 따라서본증례의발생원인은간엽조직분화 (mesenchymal differentiation) 의실패로추정되며, 완전거종골결합의정확한발생원인에대해서는더많은증례와더불어추가적인연구가필요할것으로생각된다. 저자들이경험한본증례는양측성완전거종골결합증으로현재까지이에대한보고는찾을수없었다. 실제로완전거종골결합의발생빈도가매우드물것으로생각되나, 관절내에완전한골교 (complete bone bridge) 가형성된경우부분적골교또는연골결합에비해증상이경미하여발견되지않았을가능성도있다. 또는적당한치료방법이나수술기법을제시할수없어보고되지않았을가능성도배제할수없다. 본증례의환자는최초내원시점이 15세경으로그이전에는특별한진료및치료를받은적이없었으며, 그동안일상적인생활과학교생활에서별다른불편감을호소하지않았었다. 대부분의족근골결합은연골또는관절면의일부가골로결합된형태이며족근골사이의미세한움직임에의해청소년기초기에증상을보이는것으로알려져있고, 그증상은통증과부분적인거골하관절의운동제한이일반적이다. 거골하관절이골로완전히결합되어있는경우족근골간의미세운동이적게발생하므로통증이적고, 청소년기이전에도거골하관절의움직임 이없었을가능성이크므로관절의운동제한에대해환자가불편감을느끼는정도가상대적으로적었을것으로추정된다. 또한, 일측성인경우에는환측족부의형태및운동범위가정상측과달라쉽게발견되는경우가많을것이나, 본증례와같이양측성인경우에는차이를발견하기가어려운것도진단시기가늦어진한요인이었을것이다. 진단시선천성골유합증 (congenital synostosis) 과의감별이필요할것으로생각되며, 선천성골유합증도태생기의분절부전에의해발생하여이환부위주변관절의심한운동제한을일으키나, 증상발현시기가골결합증에비해더빠르고주로요-척골간이나중수골사이등상지관절에호발하며, 통증은드물다는특징이있으므로감별점이될수있을것으로생각한다. 8) 또한뼈의일부분이유합되는것이대부분으로본증례와같이두뼈사이에완전한골유합을이루는것은매우드물다. 본증례의다른중요한특징은후족부변형에관한것으로, 대개의족근골결합증에서는족근골이골교로결합된경우후족부의외반변형과더불어강직성편평족 (planovalgus) 이나타나는경우가일반적이나, 본증례에서는후족부의내반변형이나타났다. 족근골결합증에서는통증의원인으로작용하는거골하관절의체중부하를감소시키기위해비골근의연축이발생하고이차적으로비골근, 가자미근, 비복근의단축을유발하여외반이동반된편평족을동반하는것으로알려져있다. 9,10) 본증례에서는거골하관절이완전히유합된상태이므로관절의움직임에따른통증은심하지않았던것으로생각하며, 따라서비골근의연축및단축도발생하지않았던것으로판단된다. 내원시환자는거골하관절의운동제한에의한외형적걸음걸이의이상 (waddling gait) 이주된증상으로서서히후족부내반이진행되면서족부외측에굳은살과통증이합병되었던것으로생각된다. 본증례에서후족부내반변형이발생한원인으로거골하관절이유합된위치가보행중의족저압력분포를변형시킨점, 거골하관절의운동제한으로인하여걸음걸이가부자연스러워져환자가적응하는과정에서변형이진행된점이동시에작용한것으로추정된다. 그러나치료목적으로시행된거골하관절유합술후에후족부의내반변형이발생할수있다는보고가없는것으로보아, 본증례에서나타난내반변형의원인에대해서는추가적인연구가필요할것으로생각된다. 족근골결합증의치료는부목고정및약물치료등의보존적치료를우선시행하여통증을감소시키고족부변형이동반된경우에는깔창교정등을추가해볼수있으며, 3) 보존적치료에호전을보이지않는경우수술적치료

5 양측성완전거종골결합증에서시행한종골의외측전위절골술 (1 예보고 ) 를고려할수있다. 본증례의경우거골하관절이이미완전히유합되어있었으며후족부의강직성내반변형이진행되어있는상태로, 보존적치료에는증상호전이없어수술적치료를시행하였다. 일반적인족근골결합증에서발생되는변형과는다른형태의변형이생긴경우이므로보행시의적절한족저압력분포와후족부의정렬을회복시키는것에초점을두어종골외측전위절골술을시행하였고, 술후 12개월추시상환자는보행자세의호전및불편감의감소, 족부외측굳은살과통증의소실등만족스러운임상결과를보이고있다. 저자들은완전거종골결합증이양측성으로발생한매우드문유형의증례를경험하였으며, 좀더다양한여러연구기관에서의보고와증례수집이이루어진다면이와같은양상의족근골결합증에대한이해를높일수있을것으로생각한다. REFERENES 1. Downcy MS, anks S. McGlamey s comprehensive textbook of foot and ankle surgery. 3rd ed. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins; Solomon L, Rühli FJ, Taylor J, Ferris L, Pope R, Henneberg M. dissection and computer tomography study of tarsal coalitions in 100 cadaver feet. J Orthop Res. 2003;21: Lemley F, erlet G, Hill K, Philbin T, Isaac, Lee T. urrent concepts review: Tarsal coalition. Foot nkle Int. 2006;27: ohne WH. Tarsal coalition. urr Opin Pediatr. 2001;13: Stormont DM, Peterson H. The relative incidence of tarsal coalition. lin Orthop Relat Res. 1983;(181): Leonard M. The inheritance of tarsal coalition and it relationship to spastic flat foot. J one Joint Surg r. 1974;56: Mosier KM, sher M. Tarsal coalitions and peroneal spastic flat foot. review. J one Joint Surg m. 1984;66: Kanaya F, Ibaraki K. Mobilization of a congenital proximal radioulnar synostosis with use of a free vascularized fascio-fat graft. J one Joint Surg m. 1998;80: Lowy LJ. Pediatric peroneal spastic flatfoot in the absence of coalition. suggested protocol. J m Podiatr Med ssoc. 1998;88: Lyon R, Liu X, ho SJ. Effect of tarsal coalition resection on dynamic plantar pressures and electromyography of lower extremity muscles. J Foot nkle Surg. 2005;44: