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1 대한내과학회지 : 제 83 권제 5 호 m Tc-MII SPECT 과경부 CT 로진단된이소성부갑상선선종 1 예 을지대학교 1 내과학교실, 2 흉부외과학교실, 3 병리학교실 임혜진 1 신동금 1 김준봉 1 김진택 1 김효정 1 박만실 2 이호정 3 Primary Hyperparathyroidism with Ectopic Parathyroid denoma Detected by oth 99m Tc-MII SPECT and Contrast-Enhanced Neck CT Hye Jin Lim 1, Dong Geum Shin 1, Jun ong Kim 1, Jin Taek Kim 1, Hyo Jeong Kim 1, Man Sil Park 2, and Ho Jeong Lee 3 Departments of 1 Internal Medicine, 2 Thoracic Surgery, and 3 Pathology, Eulji University School of Medicine, Seoul, Korea n ectopic parathyroid gland is a major cause of persistent and recurrent hyperparathyroidism. Surgical success depends on accurate preoperative localization of the parathyroid adenoma. We herein report the case of a 52-year-old male patient who suffered from primary hyperparathyroidism for several years. He initially presented with urinary frequency, hypercalcemia, and a ureter stone. Ultrasonography and a 99m Tc-sestamibi scan were performed, but failed to localize the parathyroid lesion. Four years later, the patient revisited our hospital, complaining of general weakness, headache, dyspepsia, and recurrent urinary symptoms secondary to persistent primary hyperparathyroidism. In addition, renal function was decreased and severe osteoporosis was found. We performed a 99m Tc-sestamibi scan with single photon emission computed tomography ( 99m Tc-MII SPECT) and contrastenhanced neck CT, and detected an ectopic parathyroid adenoma in the upper anterior mediastinum. In conclusion, the combination of both 99m Tc-MII SPECT and neck CT could permit better preoperative parathyroid localization, especially for mediastinal adenomas. (Korean J Med 2012;83: ) Keywords: Hyperparathyroidism, primary; Parathyroid neoplasms; Technetium Tc 99m-sestamibi; Tomography, emission-computed, single-photon 서론원발성부갑상선기능항진증은여성에서 500명에 1명, 남성에서는 2,000명에 1명정도발생하는흔한내분비계질환으로호르몬분비가항진된부갑상선을수술로제거하는것 이일차적인치료이다 [1]. 부갑상선기능항진증의원인중약 1-3% 를차지하는이소성부갑상선선종은지속성및재발성부갑상선항진증의주요원인으로알려져있으므로성공적인수술을위해서부갑상선의정확한수술전위치파악이가장중요하다 [2]. Received: Revised: ccepted: Correspondence to Hyo Jeong Kim, M.D., Ph.D. Division of Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Eulji General Hospital, Eulji University School of Medicine, 14 Hangeulbiseok-gil, Nowon-gu, Seoul , Korea Tel: , Fax: , kimhj@eulji.ac.kr Copyright c 2012 The Korean ssociation of Internal Medicine This is an Open ccess article distributed under the terms of the Creative Commons ttribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

2 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 83, No. 5, 부갑상선종양을국소화하기위한영상검사법으로는 99m Tc-sestamibi (methoxyisobutylisonitrile, MII) 를이용한부갑상선신티그라피가있는데 201 Tl에비하여단위무게당섭취율이갑상선조직에비해부갑상선조직에서높고영상화하기에좋아널리사용되고있으며, double-phase 방법, 두가지동위원소를이용하는방법, 단일광자방출컴퓨터단층촬영법 (single photon emission computed tomography, SPECT) 을추가로또는단독으로시행하는방법등여러가지가시도되고있다 [3]. 방사성동위원소주사법의경우, 민감도와특이도가높고, 경부초음파와함께시행하는경우위치파악이더정확해질수있다 [4]. 그외경부전산화단층촬영 (CT), 그리고자기공명영상 (MRI) 이있으며우선적으로 99m Tc-sestamibi scan과경부초음파를통해서국소화를시도한후, 국소화가되지않은경우 CT와 MRI를추천하고있다 [5]. CT의경우민감도와특이도가낮지만, 경부나종격동내의식도나기도뒤에있는병변을찾는데유용한것으로되어있어 99m Tc- MII SPECT과영상검사인 CT 또는초음파를함께시행하는경우이소성부갑상선종양을찾는데도움이될것으로기대된다 [6]. 저자들은처음원발성부갑상선기능항진증을진단받고경부초음파검사와 99m Tc-sestamibi scan을시행하였으나부갑상선국소화에실패한환자에서 99m Tc-MII SPECT 과경부 CT를추가로시행한후종격동내에위치한이소성부갑상선단일선종을발견하고성공적인수술후혈청칼슘치가정상화된증례를경험하였기에초기의면밀한국소화검사가중요할것으로사료되어국내외의문헌고찰과함께보고 하는바이다. 증례환자 : 52세, 남자주소 : 빈뇨현병력 : 내원 1주일전발생한빈뇨로〇〇병원비뇨기과에내원하였으며동반증상으로전신허약감, 두통, 구갈, 다음, 소화불량을호소하였다. 당시간헐적인기침을호소하였으나발열이나가래와같은증상은없었다. 혈액검사에서고칼슘혈증을보여내분비내과에진료의뢰되었다. 과거력 : 4년전요로결석으로본원비뇨기과내원하여체외충격파쇄석술을시행하였으며, 혈액검사에서고칼슘혈증을보여내분비내과에의뢰되었었다. 당시고칼슘혈증 ( 총칼슘 12.0 mg/dl) 과부갑상선호르몬상승 (intact PTH pg/ml) 으로원발성부갑상선기능항진증진단을받았으나 99m Tc-sestamibi scan과경부초음파에서부갑상선병소가국소화되지않았다. 수액치료와파미드로네이트 60 mg 주사후칼슘수치가 11.2 mg/dl까지감소하여외래추적관찰하기로하였으나환자가내원하지않았다. 그외다른병력은없었다. 가족력및사회력 : 특이사항없었다. 진찰소견 : 내원당시혈압은 130/80 mmhg, 맥박 76회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온은 36.5 였다. 신장 164 cm, 체중은 48 kg이었다. 의식은명료하였고, 피부긴장도는정상이었으며, 갑상선비대및만져지는경부종물은없었고, 흉부청진 Figure 1. 99m Tc-sestamibi scan shows no focal parathyroid uptake in either the 20-min () or 150-min delayed scan ()

- Hye Jin Lim, et al. Persistent primary hyperparathyroidism - Figure 2.

3 () and at the left total femur as a score of -2.8 (). 에서우측상부폐음이감소되어있었다. 복부검진에서특이소견없었다. 일반검사소견 : 말초혈액검사상혈색소 13.

5 mg/dl, ST 19 IU/L, LT 14 IU/L, LP 122 IU/L, 총콜레스테롤 146 mg/dl, 중성지방 92 mg/dl, 저밀도지단백콜레스테롤 98 mg/dl, 고밀도지단백콜레스테롤 33 mg/dl 였다.

9 meq/l, Cl 102 meq/l였다. 혈청 intact PTH는 300.6 pg/ml ( 참고치, 14-72) 로증가되어있었으며, PTHrP 는 1.1 pmol/l 미만 ( 참고치, 0-1.1) 으로정상이었다. 24시간소변에서칼슘배설량은 311.

3 - Hye Jin Lim, et al. Persistent primary hyperparathyroidism - Figure 2. Dual-energy X-ray absorptiometry (DX) bone mineral density shows osteoporosis at the lumbar spine (L1-4) as a T score of -3.3 () and at the left total femur as a score of -2.8 (). 에서우측상부폐음이감소되어있었다. 복부검진에서특이소견없었다. 일반검사소견 : 말초혈액검사상혈색소 13.3 g/dl, 백혈구 10,290/μL, 혈소판 452,000/μL였고, 혈청생화학검사상총단백 7.3 g/dl, 알부민 4.3 g/dl, UN 14.6 mg/dl, 크레아티닌 1.5 mg/dl, ST 19 IU/L, LT 14 IU/L, LP 122 IU/L, 총콜레스테롤 146 mg/dl, 중성지방 92 mg/dl, 저밀도지단백콜레스테롤 98 mg/dl, 고밀도지단백콜레스테롤 33 mg/dl 였다. 전해질은총칼슘 15 mg/dl ( 참고치, ), 교정칼슘 mg/dl, 이온화칼슘 2.26 mmol/l ( 참고치, ), 인 2.6 mg/dl ( 참고치, ), Na 138 meq/l, K 4.9 meq/l, Cl 102 meq/l였다. 혈청 intact PTH는 pg/ml ( 참고치, 14-72) 로증가되어있었으며, PTHrP 는 1.1 pmol/l 미만 ( 참고치, 0-1.1) 으로정상이었다. 24시간소변에서칼슘배설량은 mg/day ( 참고치, mg/day) 였다. 방사선검사소견 : 경부초음파에서부갑상선종괴로의심되는음영은관찰되지않았고, 99m Tc-sestamibi scan 조기영상과지연영상에서뚜렷한섭취증가소견은관찰되지않았다 (Fig. 1 and 1). 골밀도검사에서 1번부터 4번요추부의평균골밀도 (L1-4) 는 g/cm 2, 평균 T와 Z 점수는각각 -3.3, -2.0이었으며(Fig. 2), 왼쪽전체대퇴골 (total femur) 의골밀도는 g/cm 2, T와 Z 점수는각각 -2.8, -1.9로골다공증이병발되어있었다 (Fig. 2). 두개골과수부의단순방사선검사에서부갑상선기능항진증의특징적인골막하흡수소견은보이지않았다. 치료및경과 : 환자는 4년전입원치료이후특이증상없

대한내과학회지: 제 83 권 제 5 호 통권 제 627 호 2012 D E C Figure 3.

(99mTc-MII SPECT) images following 99mTc-MII injection.

area in the axial (), coronal (), and sagittal (C) planes.

well-marked ectopic parathyroid adenoma (arrowheads) in the anterior

Microscopic findings of the parathyroid gland show a () well-circumscribed,

predominantly composed of chief cells and containing colloid-like materials

이 지내다가 내원 1주 전부터 빈뇨와 전신허약감, 두통, 구 를 시행하여 전종격동 상부에서 1.7 1.3 1.

4 대한내과학회지: 제 83 권 제 5 호 통권 제 627 호 2012 D E C Figure 3. 99mTc-sestamibi scan with single photon emission computed tomography (99mTc-MII SPECT) images following 99mTc-MII injection. focus of increased tracer uptake (arrows) is seen in the retromanubrium area in the axial (), coronal (), and sagittal (C) planes. Contrast-enhanced CT of the lower neck shows an approximately 15-mm-sized, well-marked ectopic parathyroid adenoma (arrowheads) in the anterior mediastinum to the right of the midline (D and E). Figure 4. Microscopic findings of the parathyroid gland show a () well-circumscribed, nodular mass (hematoxylin and eosin, 40) and () follicular structures predominantly composed of chief cells and containing colloid-like materials (hematoxylin and eosin, 200). 이 지내다가 내원 1주 전부터 빈뇨와 전신허약감, 두통, 구 를 시행하여 전종격동 상부에서 cm의 이소성 갈, 다음, 소화불량 증상이 발생하여 재내원하였다. 초기 검 부갑상선 선종이 의심되는 병변을 확인하였다(Fig. 3-3E). 사로 99m Tc-sestamibi scan과 경부 초음파를 시행하였으나 병 변이 관찰되지 않았고 추가로 99m Tc-MII SPECT와 경부 CT 환자는 반복적인 요로 결석, 신기능 저하, 골밀도 감소 및 내 과적 치료에도 교정되지 않는 심한 고칼슘혈증이 지속되어

5 - 임혜진외 6 인. 지속성부갑상선기능항진증의진단 - 수술을권유받았다. 흉부외과와협진하여흉골절제술로종격동내의이소성부갑상선을절제하였고조직검사에서부갑상선선종이진단되었다 (Fig. 4 and 4). 수술후위에언급되었던환자의증상들은모두호전되었으며수술직후혈중칼슘농도는 7.1 mg/dl, intact PTH 100 pg/ml으로감소하여경구칼슘제를 2 g/ 일유지하며퇴원하였다. 퇴원후혈중칼슘 8.8 mg/dl, 인 3.4 mg/dl, intact PTH 36.8 pg/ml로정상소견보여경구칼슘제를 500 mg/ 일로감량하고외래추적중이다. 고찰원발성부갑상선기능항진증은부갑상선호르몬의과형성으로인해고칼슘혈증으로발현되는질환이나, 최근들어생화학검사의발달로혈청칼슘측정과부갑상선호르몬의측정이간편해지면서과거에비하여그발견빈도가증가추세에있다. 원발성부갑상선기능항진증의원인질환으로는단일부갑상선선종이 80-85% 로가장흔하며, 그다음으로부갑상선과증식이 15%, 드물게다발성부갑상선선종과부갑상선암종이각각 2% 이하로보고되고있다 [1]. 이소성부갑상선선종은부갑상선기능항진증원인중약 1-3% 로알려져있으나원발성부갑상선기능항진증수술환자 231명을후향적으로분석한한연구에서는이소성병변을 16% 까지보고한바있다 [2]. 하단에위치한부갑상선의경우발견위치는흉선내, 전상부종격동, 갑상선내, 갑상선흉선인대, 하악골아래순이었다. 이소성병변은수술후재발의중요한원인중하나이므로수술전위치파악이성공적인치료의가장중요한부분이라고할수있겠다. 일찍부터이소성부갑상선선종에대한진단은쉽지않아여러가지진단법이개발되어보고되었다 [3-6]. 국내에서는 Kim 등 [7] 이 intact PTH와부갑상선동맥촬영술을이용하여우측쇄골내측말단부의이소성부갑상선종양을처음으로진단한이래, 4건정도의이소성부갑상선종양에대한추가보고가있었다 [8,9]. 그러나상기증례들은 99m Tc-sestamibi scan으로비교적어렵지않게종양을진단하였고 Oh 등 [9] 만본증례와유사하게 99m Tc-sestamibi scan과초음파에서보이지않는병변을경부 CT로진단하여보고하였다. 본증례에서는처음진단시와 4년후두번에거쳐 99m Tc-sestamibi scan과초음파로진단을시도하였으나국소화에실패하였고 99m Tc-MII scan 과 SPECT 영상을함께얻어상부종격동에있는이소성부갑상선선종이있음을발견한뒤경부 CT를재검토하여위치를찾을수있었다. 수술전부갑상선종양을국소화하기위한검사에대해서는다양한의견이상존하고있는데최근에는각종핵의학검사기기의발달로술전에부갑상선국소화검사가보편적으로시행되고있다. 우선적으로 99m Tc-sestamibi scan과경부초음파를시행하며국소화가되지않은경우 CT와 MRI를추천하고있다. 그래도국소화되지않을경우혈관조영술과선택적정맥채혈 (selective venous sampling, SVS) 등의침습적인방법을시행한다. 99m Tc-sestamibi scan은 99m Tc-MII를투여후 분과 2시간에각각두번영상을얻어비교하는것으로세포의미토콘드리아가풍부한부갑상선종과부갑상선증식증에서섭취가증가되고정상부갑상선조직에비해제거가지연되는성질로진단을내리는검사법이다. 반감기가 6시간정도로짧아인체내방사선피폭이적고, 갑상선에비해부갑상선에더높은농도로흡수되기때문에좀더작은부갑상선종양의탐지가가능하다 [3]. 그러나부갑상선선종의크기가작거나미토콘드리아성분이낮은경우에는위음성으로나타날수있고, 갑상선종및암종, 다결절성갑상선종양, 하시모토갑상선염등과같은갑상선질환이동반되어있을경우위양성을나타낼수있다. 경부초음파검사는편리성과합리적인가격으로인해가장흔하게이용되는검사법이나단일선종의경우검사자의숙련도에따라민감도에차이가있다. 경부초음파와부갑상선신티그라피의민감도와양성예측률을비교한한연구에서경부초음파의민감도와양성예측률은 74%, 93%, 99m Tc-sestamibi scan 은 88%, 90% 였으며, 두가지검사를병행하였을경우양성가능도는 98% 까지증가하였다. 그러나다발성또는이소성병변의민감도는경부초음파 21% 정도로 99m Tc-sestamibi scan의 100% 에비해현저히낮았다 [4]. 99m Tcsestamibi scan과경부 CT를비교한논문에서는민감도와양성예측률이 99m Tc-sestamibi scan의경우, 86.0%, 97.4%, 경부 CT는 88.1%, 94.9% 였고, 두검사를병행하였을때 100%, 97.4% 까지증가하였다 [5]. 그러나 CT는부갑상선선종의크기가작을경우민감도가낮고, 환자의움직임에영향을받아판독이어려우며, 림프절, 혈관, 식도를선종으로오인할가능성이있다. 자기공명영상검사는민감도가 65-80% 로보고되고있으며, 고비용과긴촬영시간으로인해제한적으

6 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 83, No. 5, 로만이용되고있다. 최근에는본논문에서사용한것처럼 99m Tc-sestamibi scan 촬영시 2시간에 SPECT 영상을추가로시행하여 3차원적인정보를얻어심부에위치한이소성부갑상선선종이나여러개의결절이있는경우크기가작더라도진단할수있고 SPECT과 CT를병행하면진단율을더높일수있음이보고되었다 [6]. 본증례에서 99m Tc-sestamibi scan 결과가음성이었는데이는부갑상선조직의미토콘드리아성분이낮거나, 혈류량이떨어져있거나, Tc-99m MII 의세포밖배출을일으키는 P-glycoprotein 의발현이증가하는등잘알려진기전들이작용했을것으로보인다 [10]. 그러나 99m Tc-MII SPECT 와 CT를시행하여융합영상을얻은후에는 3차원적인정보를통해이러한문제점을극복하고심부에위치한이소성부갑상선선종을발견할수있었다. 본증례의진단법이특이한점이있거나새로운방법이아니라는점은이논문의한계점으로볼수있다. 그러나국외의논문에서도 SPECT과 CT를병합하여진단율을높인것은최근수년간의일이고, 국내의다른보고들과달리종양의크기가작고심부에위치했던본증례의특성상 SPECT 영상이경부 CT 시행전병소의국소화에결정적인역할을했다고본다. 이소성부갑상선종양을찾기위해민감도와특이도가높은검사법을선택하는것은비용과효용성면에서매우중요하다. 이에상보적인관계에있는영상학적검사의장단점을충분히숙지후적절히선택하여부갑상선종양의병소를조기에확인하여야치료성공률을높일수있을것이다. 요약이소성부갑상선은지속성또는재발성부갑상선항진증의주요원인이므로부갑상선수술의성공은정확한수술전위치파악에따라달려있다. 본증례는처음원발성부갑상선기능항진증진단을받았으나부갑상선국소화검사에일반적으로이용되는경부초음파검사와 99m Tc-sestamibi scan 으로병변국소화가되지않고추적소실되었다가증상이악화되어내원한 52세남자환자에관한보고이다. 저자들은초기에부갑상선국소화에실패하였으나 99m Tc-MII SPECT 과경부 CT를병합하여시행한후지속적으로부갑상선기 능항진증을유발하는이소성부갑상선종양을종격동내에서발견하였고성공적으로수술하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 원발성부갑상선기능항진증 ; 부갑상선종양 ; Sestamibi 주사 ; 단일광자방출컴퓨터단층촬영법 REFERENCES 1. Shah S, Win Z, l-nahhas. Multimodality imaging of the parathyroid glands in primary hyperparathyroidism. Minerva Endocrinol 2008;33: Wells S Jr, Debenedetti MK, Doherty GM. Recurrent or persistent hyperparathyroidism. J one Miner Res 2002; 17(Suppl 2):N158-N Taillefer R, oucher Y, Potvin C, Lambert R. Detection and localization of parathyroid adenomas in patients with hyperparathyroidism using a single radionuclide imaging procedure with technetium-99m-sestamibi (double-phase study). J Nucl Med 1992;33: Haber RS, Kim CK, Inabnet W. Ultrasonography for preoperative localization of enlarged parathyroid glands in primary hyperparathyroidism: comparison with (99m) technetium sestamibi scintigraphy. Clin Endocrinol (Oxf) 2002; 57: Lumachi F, Tregnaghi, Zucchetta P, et al. Technetium-99m sestamibi scintigraphy and helical CT together in patients with primary hyperparathyroidism: a prospective clinical study. r J Radiol 2004;77: kram K, Parker J, Donohoe K, Kolodny G. Role of single photon emission computed tomography/computed tomography in localization of ectopic parathyroid adenoma: a pictorial case series and review of the current literature. Clin Nucl Med 2009;34: Kim SW, Kim SY, Park SH, et al. Ectopic parathyroid adenoma confirmed by re-exploration. Korean J Med 1985; 28: Kang MS, Lee HY, Seo PJ, et al. case of ectopic parathyroid carcinoma presenting with renal failure and anemia. Korean J Med 2006;71: Oh KY, Choi, Lee Y, et al. case of primary hyperparathyroidism caused by solitary parathyroid adenoma that was not detected by both ultrasonography and sestamibi scan. Endocrinol Metab 2011;26: Palestro CJ, Tomas M, Tronco GG. Radionuclide imaging of the parathyroid glands. Semin Nucl Med 2005;35:

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