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1 대한내과학회지 : 제 81 권제 1 호 2011 총담관 - 십이지장누공을동반한담관내점액성유두종양 한양대학교의과대학내과학교실 김형태 김사일 권오완 이항락 전대원 이오영 최호순 Intraductal Papillary Mucinous Neoplasm of the ile Ducts ccompanied by a Choledochoduodenal Fistula Hyung Tae Kim, Sa Il Kim, Oh Wan Kwon, Hang Lak Lee, Dae Won Jun, Oh Young Lee, and Ho Soon Choi Department of Internal Medicine, Hanyang University College of Medicine, Seoul, Korea n intraductal papillary mucinous neoplasm of the bile ducts (IPMN-) is an uncommon tumor characterized by the secretion of large amounts of mucin and intraductal growth. The characteristic clinical symptoms and radiologic findings are due to bile-duct obstruction caused by mucin. parapapillary choledochoduodenal fistula is a rare disorder. This fistula has no clinical symptoms and is diagnosed by chance. We report a case of parapapillary choledochoduodenal fistula associated with IPMN-. 63-year-old woman was admitted to Hanyang University Hospital because of jaundice. Computed tomography (CT) showed diffuse intra- and extrahepatic bile duct dilatation. The ducts were filled with heterogenous material. Duodenoscopy revealed a large choledochoduodenal fistula. Endoscopic retrograde cholangiography through the fistula showed a papillary mass in the common hepatic duct. IPMN- with choledochoduodenal fistula was diagnosed. The patient underwent a left hepatectomy. Her postoperative course was uneventful, and she was observed regularly in the outpatient department. (Korean J Med 2011;81:93-97) Keywords: Intraductal papillary mucinous neoplasm of the bile ducts; iliary fistula 서론담관내점액성유두종양은서양에는매우드문종양이며최근진단기술의발달로한국, 대만, 일본등의동아시아국가에서보고가증가하고있다 [1]. 이종양은담도안으로다량의점액을분비하는질환으로담도안의점액을내시경 검사과정중에육안적으로확인할수있다. 이들점액때문에담도폐색이발생하여독특한임상소견과방사선소견을보인다. 자연적으로발생하는담도- 장누공은드물며특히바터팽대부주변에발생하는총담관- 십이지장누공은매우드물게나타난다. 이누공은증상이없어대부분우연히발견된 Received: Revised: ccepted: Correspondence to Ho Soon Choi, M.D. Division of Gastroenterology, Department of Internal Medicine, Hanyang University College of Medicine, 17 Haengdang-dong, Seongdong-gu, Seoul , Korea Tel: , Fax: ,

2 The Korean Journal of Medicine: Vol. 81, No. 1, 2011 다. 바터 팽대부 주변의 총담관-십이지장 누공은 대부분 총 고찰과 함께 보고한다. 담관 결석, 십이지장 궤양이나 원위부 담도암의 직접적인 침 증 윤으로 발생한다[2]. 그러나 담관 내 점액성 유두종양과 총 례 담관-십이지장 누공 형성에 대해서는 알려진 바가 없다. Nakajima 등은 이 누공으로 인한 담즙의 역류가 담도암 발생 환 자: 김〇〇, 여자 63세 의 위험인자일 가능성이 있다는 가설을 제시하였다[3]. 저자 주 소: 황달과 가려움증 들은 황달로 내원한 담관 내 점액성 유두 종양 환자에서 바 현병력: 환자는 평소 특이 질환 없었으며 내원 1주 전부 터 팽대부 총담관-십이지장 누공 동반을 경험하였기에 문헌 터 복부 불편감 동반한 황달소견 보여 내원하였다. Figure 1. () bdominal CT of IPMN- shows marked left intrahepatic duct (IHD) dilatation with atrophy of the left hepatic lobe. () IHD and common bile duct (CD) dilation with heterogeneous, voluminous bile are seen. Figure 2. () Endoscopic duodenoscopy shows a wide opening at the infundibulum of the ampulla filled with mucin. () The ampullary orifice (arrow) is located below this infundibular opening (arrowhead)

3 Hyung Tae Kim, et al. IPMN of the bile duct with fistula 과거력 및 사회력: 특이사항 없었다. 피 경간 담도 배액술을 시행하였으며 입원 12일째 간좌엽절 진찰 소견: 활력증후는 혈압 130/80 mmhg, 맥박 80회/분, 제술 및 담낭절제술을 시행하였다(Fig. 4). 종양은 총 간관에 체온 36.8, 호흡수 20회/분이었고, 이학적 검사에서 공막에 국한되어 있었고, 담낭관과 좌 간내 담도는 침범하지 않았다. 황달 소견이 보였다. 복부는 부드러웠으며 압통이나 촉지되 조직검사 결과 경계성 담관 내 점액성 유두 종양으로 진단 는 종괴는 없었다. 되었다(Fig. 5). 입원 37일째 퇴원하였으며 현재 재발의 증거 3 검사 소견: 말초혈액 검사 소견은 백혈구 9,800/mm, 혈색 없이 외래에서 추적관찰 중이다. 3 소 13.4 g/dl, 혈소판 332,000/mm 이었다. 혈청 생화학 검사 에서 총 빌리루빈 12.3 mg/dl, 직접 빌리루빈 9.3 mg/dl, lkaline phosphatase 323 U/L, ST/LT 81/110 U/L, GGT 643 U/L였고, UN/Cr은 13/0.7 mg/dl였다. 종양 표지인자 C 19-9은 1.0 U/mL였다. 복부 전산화 단층 촬영에서 이질 적인 담즙 내용물로 가득 찬 간내와 간외 담도의 미만성 확 장이 보였고, 간의 좌 옆 외측 분절의 간 실질 위축을 동반 한 간내 담도의 두드러진 확장과 담도 내부의 연부조직이 관찰되었다. 담도의 점액 분비성 종양이 의심되었다(Fig. 1). 치료 및 경과: 내시경 역행성 담도 췌관 조영술에서 큰 크 기의 총 담관-십이지장 누공이 관찰되었으며 총 담관 부위 에 점액성 물질이 가득 차 있었다(Fig. 2). 총 간관 부위에 용 종 모양의 덩어리가 있었다(Fig. 3). 총 담관-십이지장 누공 Figure 4. Photographs of the left lateral segment of the liver after surgery show diffuse thickening of the bile-duct walls. The dilated left IHD contains a large amount of grayish mucinous material. 을 동반한 담관 내 점액성 유두 종양으로 진단하였다. 담즙 정체로 인한 황달 치료를 위해 비-담관 카테터를 삽입하였 다. 비-담관 카테터의 배액이 용이하지 않아 입원 9일째 경 Figure 3. () Endoscopic retrograde cholangiography (ERC) shows the CD lumen filled with amorphous material. () On ERC, a polypoid mass is visible near the common hepatic duct

4 - 대한내과학회지 : 제 81 권제 1 호통권제 611 호 Figure 5. Histopathologically, () the epithelium forms a papillary or pseudopapillary structure with or without fibrovascular core (H&E, 20). () The bile ducts are lined by papillary and tall columnar mucin-secreting cells (H&E, 400). There is moderate focal dysplasia, but no evidence of malignancy. Therefore, this tumor is classified as borderline IPMN-. 고찰담도의유두종증은간내와간외담도에다양하게분포하며, 다발성의유두종양이발생하는질환이다. 이질환은점액생산유무에따라점액생산형과비점액생산형으로분류할수있다 [4]. 점액-생산담도종양은담도내강내로돌출하는유두모양점막돌기들과점액과생산이특징인희귀한담도암이다. 최근이질환은췌관내점액성유두종양과조직학소견이유사하여담관내점액성유두종양 (intraductal papillary mucinous neoplasm of the bile ducts, IPMN-) 이라는진단명이제시되었다 [5]. 이종양은담도로점액을분비하여담즙정체를유발하고폐쇄성황달과간내외담도의확장으로인해담도염을일으켜복통을유발할수있다. 복부초음파나복부 CT는담관내점액성유두종양의경우, 담도가미만성으로늘어나있어병변위치파악이어려우며점액성상이뚜렷하게나타나지않아진단에도움을주지않는다. 내시경초음파와내시경역행성담췌관조영술을통해점액성담즙을확인하는것이진단에중요한단서가될수있다 [6]. Lee 등 [4] 은이질환에서대부분의경우에양성선종과혼재된유두상암종이수술후검체의조직검사를통해밝혀진것으로볼때, 담관내점액성유두종양은고도의암성변이의잠재성을지닌전암성병변임을제시하였다. 따라 서담관내점액성유두종양의치료는조기근치절제술이며수술전병변의범위를정확하게파악하는것이중요하다. 정확한병변범위를파악하기위해경피경간담도경검사가수술전에도움이될수있다. 수술후조직검사결과에서 Park 등 [1] 은 IPMN-을췌관내유두상점액종양과의유사성을토대로선종 (IPMN- adenoma), 경계성종양 (IPMN- borderline), 침윤이없는상피내암 (IPMN- carcinoma, noninvasive), 침윤암 (IPMN- carcinoma, invasive) 으로분류하였다. Nakajima 등 [7] 은담관내점액성유두종양이호발하는위치가간좌엽이고성장속도가느리며조직학적으로고분화된선암이많고담도벽을뚫고침윤하기보다는점막을따라서종양이진행하는경우가많아서예후가좋다고보고하였다. 자연적인담도- 장누공은드문질환이며가장흔한부위는담낭과십이지장사이의누공이다. 총담관과십이지장사이의누공은매우드물며가장흔한원인은총담관결석및만성적인십이지장궤양이다. Ikeda 등 [8] 은유두주위총담관-십이지장누공의형태적분류를제안하여유두종주름 (longitudinal fold) 위의누공을제1형, 유두상부변연위또는변연근처누공을제2형으로하였다. Ikeda 등은총담관- 십이지장누공유형을발생기전가설에따라두가지로분류하였다. 작은담석이총담관의말단 (intramural portion) 까

5 - 김형태외 6 인. 누공을동반한담관내유두종양 - 지내려와유두를관통할경우생길수있는누공을제1형으로, 총담관말단까지내려올수없는상대적으로큰담석이총담관의십이지장연결부위 (extramural portion) 에서형성한누공을제2형으로분류하였다. 그러나 Park 등 [2] 은 ERCP로총담관- 장관누공 97예를분석한결과제1형과 2형의직경차이가없어누공위치가단순히담석직경차이에따른것은아니라고제시하였다. 본증례는담관내점액성유두종양과총담관-십이지장누공이동반된환자이다. 저자들의문헌고찰에따르면담관내점액성유두종양이다른장기와누공을형성한보고는없으며누공이형성된기전은정립되어있지않다. 췌관내점액성유두종양과장관의누공에대한 Kurihara 등의보고에의하면약절반의증례에서는누공주위조직에서종양의침윤이관찰되었지만, 나머지증례에서는누공주위조직에서뚜렷한침윤소견이보이지않았다. 후자의경우췌관내점액성유두종양에서분비되는풍부한점액에의한기계적인압력으로누공이형성된다는가설을제시하였다 [9]. 일반적으로췌관내점액성유두종양이췌장암에비해악성화가능성이낮고성장속도, 전이및수술후재발빈도가낮은것도이기전을뒷받침하는근거로제시하였다 [10]. 췌관내점액성유두종양의경우, 누공을형성하는기전으로암성침윤또는췌관내점액성유두종양에서분비되는많은양의점액이기계적인압력을형성하여누공이발생하는것으로가설을제시하고있다. 췌관내점액성유두종양과담관내점액성유두종양은서로비슷한임상소견과병리소견을보이며같은발생학적기원을갖고있다. 따라서이증례에서총담관- 십이지장누공의발생기전은담관내점액성유두종양의과도한점액생산으로인해총담관에발생한기계적압력이총담관과십이지장연결부위의취약부위로전달되어누공이발생한것으로생각할수있다. 요약담관내점액성유두종양이다른장기와누공을형성한증례보고는저자들이문헌고찰한것에의하면없으며, 누공 형성기전도확립된것이없어더많은보고와연구가필요하다. 저자들은황달과가려움증으로내원하여총담관-십이지장누공을동반한담관내점액성유두종양을진단하였으며, 간좌엽절제술및담낭절제술로치료한증례를경험하여보고한다. 중심단어 : 담관내점액성유두종양 ; 총담관-십이지장누공 REFERENCES 1. Park SJ, Kwon TS, Joo SH, Kim YW, Lee SM, Hong SW. Intraductal papillary mucinous neoplasm of the bile ducts. J Korean Surg Soc 2007;73: Park SM, Yoo C, Park JW, Kim HJ, Kim JG. Choledochoduodenal fistula: a clinical analysis of 97 patients diagnosed by ERCP. Korean J Gastroenterol 1998;31: Tsuyuguchi T, Sakai Y, Sugiyama H, et al. Endoscopic diagnosis of intraductal papillary mucinous neoplasm of the bile duct. J Hepatobiliary Pancreat Surg 2010;17: Lee SS, Kim MH, Lee SK, et al. Clinicopathologic review of 58 patients with biliary papillomatosis. Cancer 2004;100: Zen Y, Fujii T, Itatsu K, et al. iliary papillary tumors share pathological features with intraductal papillary mucinous neoplasm of the pancreas. Hepatology 2006;44: Verma, atey, Greenberg E, Uzoaru I. n uncommon etiology of cholestatic jaundice: intraductal mucinous papillary tumor of the bile duct. South Med J 2009;102: Nakajima T, Kondo Y, Miyazaki M, Okui K. histopathologic study of 102 cases of intrahepatic cholangiocarcinoma: histologic classification and modes of spreading. Hum Pathol 1988;19: Ikeda S, Okada Y. Classification of choledochoduodenal fistula diagnosed by duodenal fiberscopy and its etiological significance. Gastroenterology 1975;69: Kurihara K, Nagai H, Kasahara K, Kanazawa K, Kanai N. iliopancreatic fistula associated with intraductal papillarymucinous pancreatic cancer: institutional experience and review of the literature. Hepatogastroenterology 2000;47: Kim HK, Kim JW, Chae MH, et al. case of a pancreatic intraductal papillary mucinous neoplasm forming multiple fistulas and manifesting as duodenal ulcer bleeding. Korean J Gastrointest Endosc 2009;38:

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