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1 대한소화기내시경학회지 2008;36: FDG-PET/CT 에서위양성소견을보인식도평활근종 1 예 을지대학교의과대학내과학교실, * 외과학교실 송은주ㆍ김성환ㆍ이명하ㆍ이상렬ㆍ이성혁ㆍ전대원ㆍ송문희ㆍ조윤주ㆍ박영숙ㆍ홍부환 * A Case of a False Positive FDG-PET/CT Scan in Esophageal Leiomyoma Eun Ju Song, M.D., Seong Hwan Kim, M.D., Myong Ha Lee, M.D., Sang Ryul Lee, M.D., Sung Hyuk Lee, M.D., Dae Won Jun, M.D., Moon Hee Song, M.D., Yun Ju Jo, M.D., Young Sook Park, M.D. and Boo Whan Hong, M.D.* Departments of Internal Medicine and *Surgery, Eulji University College of Medicine, Seoul, Korea 식도평활근종은비교적드문양성종양이지만 FDG PET/CT 스캔에서고섭취의위양성을나타낼수도있다. 갑상선유두상, 여포상암종으로전갑상선절제술시행후경과추적중외래에서시행한 PET/CT 에서원위부식도에고섭취병변이보인 64 세여자환자로서초음파내시경과전산화단층촬영술에서평활근종이의심되었으나악성종양의가능성을배제할수없어식도절제술과근위위절제술을시행하였다. 저자들은 PET/CT 스캔에서식도암에준하는고섭취를보여식도절제술과근위위절제술을시행하였고, 수술후병리소견에서평활근종으로확진된증례를문헌고찰과함께보고한다. 색인단어 : 식도평활근종, PET/CT 서 Fluorodeoxyglucose (FDG) 는포도당대사산물로서, 양전자방출단층촬영 (positron emission tomography, PET) 은악성종양의진단, 병기, 치료후의평가등에이용되고있다. PET는양성과악성을구분하는민감도와특이도가모두높으며, 해부학적인영상을얻어야만하는전산화단층촬영술이나자기공명영상과달리암이종괴를형성하기전에나타나는대사변화로진단할수있다. 1-3 또한양성과악성조직의감별이이전의다른영상보다우수하여침습적인검사의필요성이줄어들어환자의신체적부담을줄일수있다. 그러나, FDG 섭취는감염이나염증소견즉, 자가면역질환이나육아종성질환, 염증 론 성표피낭 (inflamed epidermal cyst), 귀밑샘의 Warthin 종양 (Warthin's tumor of parotid gland), 자궁평활근종 (uterine leiomyoma), 봉합육아종 (suture granuloma), 자궁내막증 (endometriosis), 정상적인장기에서도생리적인섭취가있어위양성으로진단될가능성이많다. 따라서 PET의결과만을가지고양성과악성을판단하기어렵고적절한신체검진을포함한임상적판단을종합하여야한다. 3-5 저자들은갑상선암으로전갑상선절제술 (total thyroidectomy) 시행후추적관찰과정에서촬영한 PET/CT 스캔에서원위부식도에악성종양에준하는 FDG 섭취증가를보여식도절제술과근위위절제술을시행했고, 평활근종으로확인된 1예를경험하였기에보고한다. 증 례 접수 :2007 년 12 월 2 일, 승인 :2008 년 5 월 13 일연락처 : 김성환, 서울시노원구하계 1 동 우편번호 : , 을지병원내과 Tel: , Fax: 세여자가 1998년우측갑상선유두상, 여포상암종 (thyroid papillary and follicular carcinoma) 으로전갑상선절제술시행후내분비내과외래추적관찰하기위해내원하였다. 과거력및가족력에서 6년전고혈압을진 371

2 372 대한소화기내시경학회지 2008;36: 단받고칼슘채널길항제와베타차단제를복용중이었으며, 2006년에척수강내수막종 (spinal meningioma) 으로제 7, 8 흉추부분추궁절제술 (subtotal laminectomy) 시행받았다. 전갑상선절제술후갑상선스캔에서의미없는부분적인섭취이외에특이소견없이 synthyroid를복용하며정기적으로추적관찰해오던중최근에외래에서시행한갑상선기능검사에서총 T (60 181) ng/dl, 유리 T ( ) ng/dl, 갑상선자극호르몬 0.070μIU/mL, 항티로크로불린항체 22.7 ( ) IU/mL, 티로글로불린항원 0.32 (0 70) ng/ml으로갑상선자극호르몬이정상보다감소한소견을보여촬영한 FDG-PET/CT 스캔에서원위부식도에서악성종양에준하는최대표준섭취계수 (maximal standardized uptake value, SUV max) 가 8.32로기록되는 FDG 고섭취가관찰되었 다 (Fig. 1). 갑상선암의전이, 또는새로운 2차성악성종양의가능성을감별하기위한검사와수술가능성을고려하여입원하였다. 당시생체징후는혈압 130/80 mmhg, 맥박은 80회 /min, 호흡수는 18회 /min, 체온은 36.5 o C였다. 두경부진찰소견에서목부위에전갑상선절제술로인한절개선외에특별히촉지되는종괴는관찰되지않았고흉부및복부진찰소견에서특이소견은없었다. 일반혈액검사에서백혈구 6,570/mm 3, 혈색소 14.9 g/dl, 혈소판 28,2000/mm 3 이었고, 혈청전해질검사와혈액응고검사는정상이었다. 혈청생화학적검사에서 ALT/AST 26/20 IU/L, 알칼리성인산분해효소 313 IU/L, 혈중요소질소 13.7 mg/dl, 크레아티닌 0.7 mg/dl, 알부민 4.6 g/dl, 혈당 103 mg/dl 이었고, 일반소변검사상요당음성, 요단백음성, 적혈 Figure 1. FDG PET/CT findings. They show increased FDG uptake in the distal Esophagus on coronal image (A) and on transverse image (B). Figure 2. Endoscopic finding. There are traction diverticulum with bulging contour at the upper lesion from esophagogastric junction. Figure 3. Endoscopic ultrasound finding. It shows cm heterogeneous hypoechoic mass which consists of multiple calcific components at the distal esophagus.

3 송은주 외: FDG-PET/CT에서 위양성 소견을 보인 식도 평활근종 1예 구 1-4/HPF, 백혈구 1-4/HPF 소견을 보였다. 흉부 및 복 부 단순 방사선사진에서 특이 소견을 보이지 않았으며 흉부 전산화단층활영술에서 하부 식도에 조영 증강 없 Figure 4. Gross finding. The cut surface of esophagous reveals a well-demarcated nodular mass composed of pale and yellow rubbery tissue under the mucosa. 373 이 내부에 다발성 석회화를 보이는 식도벽의 비후 소견 이 관찰되었다. 상부 위장관내시경에서는 상절치 하방 cm 하부 식도부위에 점막의 이상 소견은 없었고, 가성 게실 (pseudo-diverticulum)형태를 보였으며 점막하 종양의 전형 적인 형태는 관찰되지 않았다(Fig. 2). 초음파 내시경에서 는 근육층(muscular layer)에서 기원하는 cm 크기의 비균질(inhomogeneous), 저에코(hypoechoic) 형태의 종괴가 보였고, 림프절 종대 소견은 없었다(Fig. 3). 상부위장관조 영술에서 내시경 소견과 일치된 부위에 바깥으로 돌출된 주머니와 함께 주위 내강이 좁아지는 소견이 관찰되었다. 흉부 전산화단층촬영, 초음파내시경과 상부위장관 조 영술 소견들을 종합하여 볼 때 악성종양보다는 평활근 종의 가능성이 높다고 판단되었으나 PET/CT 스캔에서 악성종양을 강력히 시사하는 FDG 고섭취 소견을 보여 감별진단 및 치료 위해 식도 절제술과 근위 위절제술을 시행하였다(Fig. 4). 수술 후 조직 병리 검사에서 평활근 종으로 확진되었다(Fig. 5). 이후 환자는 가끔 역류증상 Figure 5. Histologic findings. (A) Under the esophageal squamous epithelium, there is a nodular mass, composed of bundle of interlacing smooth muscle fibers (H&E stain, 20). (B, C) On Immunohistochemical staining, SMA is positive and CD 117 (c-kit) is negative (B: SMA, 100; C: CD 117, 100).

4 374 대한소화기내시경학회지 2008;36: 을호소하나이외특별한증상이없어외래추적관찰중이다. 고 암환자의병기결정, 치료효과판정및재발의조기발견등의도구인 FDG-PET/CT 검사는원발성병소를모르는전이암이나암표지자 (tumor marker) 가증가되어있는환자에서의원발암및전이암의발견에활발히이용되고있다. 식도암의경우 T1과같은크기가작은병변을제외하고는대부분 FDG의섭취가증가된소견을보이고, 6 림프절침범범위결정에있어서전산화단층촬영보다특이도가우수하다. 숙련된의사에의해시행되는내시경초음파보다예민도가떨어지나시술자의숙련성과식도협착등의해부학적요소등을감안하면유용한검사로인정받고있다. 더불어전신영상을얻기때문에기존의어떤방법보다도원격전이여부판단하는데단일검사로는가장정확한검사이다. 7 그러나감염성, 염증성질환과더불어정상적인뇌조직이나심근에서도섭취가증가될수있으며반대로혈당이잘조절되지않은당뇨환자의위장관악성종양에서는미약한섭취를보일수있다 일반적으로악성종양은다른병변에비해 FDG의고섭취를보인다. FDG의섭취를나타내는표지자인표준섭취계수 (standardized uptake value, SUV) 란주사량과체중을감안하여조직의섭취량을객관적인수치로등급을매긴것으로조직내의방사능양 (mci/ml) 을환자에게주사되어붕괴보정된방사능의양 (mci/g) 으로나눈값이다. SUV는반정량적지표로 FDG 섭취가증가되어병소가의미있는지를평가하는것으로보통 3.0 이상을악성종양의기준으로하고재발병소는일반적으로 5.0 이상의높은수치를보이나 PET영상획득시간, 관심영역 (region of interest, ROI) 크기, 비만도에따라변할수있고작은병소에서적용하기어려운점등오류가있을수있다. 11 위암병변의최대표준섭취계수는 7.95±4.83인데비하여궤양은 2.9±0.69, 위염은 3.08±1.49로각각나타났고병변의모양에있어서도암성병변은국소적인모양을보이는반면양성의염증병변은광범위한미만성 (diffuse) 의비대칭적인모양을보여주었다. 12 그러나위염이나궤양과같은만성적인염증에서몇몇경우는국소적인 FDG 섭취를보여악성병변으로오인되기쉽다. 위장관에서와마찬가지로 PET/CT 스캔에서식도병변의경우도동심의 (concentric) 미만성이고, 균질한모양 찰 을가질경우, 양성의가능성이높으나식도벽의중심외의국소적인 FDG 섭취를보일경우반드시악성병변을가정하고내시경과같은검사가수반되어야한다. 일반적으로양성식도병변은 FDG 섭취정도가 2 이하이나악성종양의 FDG 섭취정도를보이는경우도있으며, 국소적인모양을보이기도한다. 13,14 이러한소견은위, 식도와같은소화기병변외에도림프구성간질성폐렴이나결핵성림프절염과같은폐병변에도보일수있다. 15 본증례는악성종양을시사할정도의 FDG 고섭취를보인경우로식도병변의내시경소견이특징적점막하종양의형태를갖지않고가성게실형태의식도벽변형소견을보였다. 내시경초음파는평활근종에합당한소견을보였으며내시경초음파유도하세침흡인술을통한조직학적진단을얻지못하고, 수술후에식도평활근종으로확진된매우드문예이다. 유사한외국의증례보고로는 FDG-PET에서원위부식도에고섭취양상의종괴와내시경생검에서방추세포신생물 (spindle cell neoplasm) 소견을보여수술후조직병리검사에서평활근종으로확인된증례보고가있었다. 13 현재까지는소화관영역에서 PET 위양성소견으로외과적수술을시행한증례보고는많지않다. 산부인과영역에서는평활근종의 FDG-PET이악성변화여부를판단하기위해종종사용되며상대적으로위양성률이높다. 크기가큰 leiomyoma의경우 (10 cm 이상 ) 당대사요구량이크다는점과일부에서급성조직저산조증 (acute tissue hypoxia) 에서역시당대사가증가한다는점으로설명할수있다. 16,17 유두상 (papillary) 갑상선암의재발여부평가에 PET/CT 스캔을이용한국내의한보고에서위양성의경우가 16 명중 4명이있어불필요한수술이시행되었던경우가있었는데이런경우는육아조직, 염증등으로인한것이었다. 18 이러한 FDG-PET에서보이는위양성은중요한한계점으로악성병변은섭취의정도나병변의모양 (pattern), 섭취의크기등에서차이가나지만종종본증례의경우처럼양성병변이악성병변과비슷한양상의고섭취를보여진단과치료방향설정에혼동을주어정확한임상적판단이중요하다. 앞으로이러한 PET의단점을보완하기위해서는다양한질환, 특히상부위장관에서많은위양성, 위음성결과에대한정보를가지고있어야 PET의결과를정확히해석할수있을것이다. 또한 PET에나타난섭취양상을 CT나 MRI 등과같은다른영상학적진단기법과비교하여도움을얻고, 초음파내시경유도하세침흡인을통한적극적인조직학적진단이필요하다.

5 송은주외 : FDG-PET/CT 에서위양성소견을보인식도평활근종 1 예 375 ABSTRACT Esophageal leiomyoma is relatively rare disease, but can appears with a high uptake of fluorodeoxuglucose (FDG), a false-positive finding on a FDG PET/CT scan. A 64- year-old woman after a total thyroidectomy due to papillary and follicular carcinoma showed a high uptake of FDG in the distal esophagus on a subsequent FDG PET/ CT scan. The presence of an esophageal leiomyoma was suspicious from preoperative findings of endoscopic ultrasound and computed tomography, and an esophagectomy and proximal gastrectomy were performed, as the presence of a malignant lesion could not be excluded. As high uptake of FDG in the lesion on an FDG PET/CT scan corresponds to an esophageal cancer, an esophagectomy and proximal gastrectomy were performed and the lesion was confirmed as an esophageal leiomyoma after surgical biopsies. We report this case with a review of the relevant literature. (Korean J Gastrointest Endosc 2008;36: ) Key Words: Esophageal leiomyoma, PET/CT 참고문헌 1. Gallagher BM, Fowler JS, Gutterson NI, MacGregor RR, Wan CN, Wolf AP. Metabolic trapping as a principle of radiopharmaceutical design: some factors responsible for the biodistribution of [ 18 F] 2-deoxy-2-fluoro-D-glucose. J Nucl Med 1978;19: Hanif MZ, Ghesani M, Shah AA, Kasai T. F-18 fluorodeoxyglucose uptake in atherosclerotic plaque in the mediastinum mimicking malignancy: another potential for error. Clin Nucl Med 2004;29: Holder WD Jr, White RL Jr, Zuger JH, Easton EJ Jr, Greene FL. Effectiveness of positron emission tomography for the detection of melanoma metastases. Ann Surg 1998;227: Jacobsson H, Celsing F, lngvar M, Stone-Elander S, Larsson SA. Accumulation of FDG in axillary sweat glands in hyperhidrosis: a pitfall in whole-body PET examination. Eur Radiol 1998;8: Bakheet SM, Amin T, Alia AG, Kuzo R, Powe J. F-18 FDG uptake in benign esophageal disease. Clin Nucl Med 1999; 24; Flamen P, Lerut A, Van Cutsem E, et al. Utility of positron emission tomography for the staging of patients with potentially operable esophageal carcinoma. J Clin Oncol 2000;18: Gambhir SS, Czernin J, Schwimmer J, Silverman DH, Coleman RE, Phelps ME. A tabulated summary of the FDG PET literature. J Nucl Med 2001;42(suppl):1S-93S. 8. Kamel EM, Mckee TA, Calcagni ML, et al. Occult lung infarction may induce false interpretation of 18F-FDG PET in primary staging of pulmonary malignancy. Eur J Nucl Med Mol Imaging 2005;32; Sugawara Y, Braun DK, Kison PV, Russo JE, Zasadny KR, Wahl RL. Rapid detection of human infections with fluorine-18 fluorodeoxyglucose and positron emission tomography: preliminary results. Eur J Nucl Med 1998;25: Wahl RL, Henry CA, Ethier SP. Serum glucose: effects on tumor and normal tissue accumulation of 2-[F-18]-fluoro-2- deoxy-d-glucose in rodents with mammary carcinoma. Radiology 1992;183: Keyes JW Jr. SUV: standard uptake or silly useless value? J Nucl Med 1995;36: Chae MJ, Cheon GJ, Lee SW, et al. Patterns of FDG uptake in stomach on F-18 FDG positron emission tomography: correlation with endoscopic finding. Korean J Nucl Med 2005;39: Meirelles GS, Ravizzini G, Yeung HW, Akhurst T. Esophageal leiomyoma: a rare cause of false positive FDG scans. Clin Nucl Med 2006;31: Shrikanthan S, Aydin A, Dhurairaj T, Alavi A, Zhuang H. Intense esophageal FDG activity caused by candida infection obscured the concurrent primary esophageal cancer on PET imaging. Clin Nucl Med 2005;30: Bakheet SM, Saleem M, Powe J, Al-Amro A, Larsson SG, Mahassin Z. F-18 fluorodeoxyglucose chest uptake in lung inflammation and infection. Clin Nucl Med 2000;25; Kao CH. FDG uptake in a huge uterine myoma. Clin Nucl Med 2003;28: Rajendran JG, Mankoff DA, O Sullivan F, et al. Hypoxia and glucose metabolism in malignant tumors: evaluation by [18F] fluoromisonidazole and [ 18 F] fluorodeoxyglucose positron emission tomography imaging. Clin Cancer Res 2004;10: Jung DH, Ryu JS, Moon DH, Shong YK, Ahm IM, Hong SJ. The value of FDG-PET in reoperation of the recurrent papillary thyroid carcinoma with elevated thyroglobulin levels and negative I1 31 WBS. J Korean Surg Soc 2001;60:

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