Case Report pissn / eissn J Korean Soc Radiol 2017;77(1): Degenerated Uterine Leiom

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1 Case Report pissn / eissn J Korean Soc Radiol 2017;77(1): Degenerated Uterine Leiomyomas Mimicking Malignant Bilateral Ovarian Surface Epithelial Tumors Joonseok Hwang, MD 1, Boem Ha Yi, MD 1 *, Hae Kyung Lee, MD 1, Min Hee Lee, MD 1, Seo-Youn Choi, MD 1, Soo-Ho Chung, MD 2 Departments of 1 Radiology, 2 Obstetrics and Gynecology, Bucheon Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, Bucheon, Korea Uterine leiomyomas are the most common benign uterine neoplasms. Undegenerated uterine leiomyomas are easily recognizable by the typical imaging findings on radiologic studies. However, degenerated fibroids can have unusual and variable appearances. The atypical appearances due to degenerative changes may cause confusion in diagnosis of leiomyomas. In this article, we report a case of a patient with extensive cystic and myxoid degeneration of uterine leiomyoma, mimicking malignant bilateral ovarian surface epithelial tumors. Index terms Uterus Leiomyoma Ultrasonography Tomography, X-Ray Computed Magnetic Resonance Imaging Received July 7, 2016 Revised October 12, 2016 Accepted October 20, 2016 *Corresponding author: Boem Ha Yi, MD Department of Radiology, Bucheon Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, 170 Jomaru-ro, Bucheon 14584, Korea. Tel Fax This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 서론 자궁근종은가임기여성의 20~30% 에서발생하는가장흔한자궁의양성종양이다. 일반적으로, 변성 (degeneration) 이없는자궁근종은초음파와컴퓨터단층촬영, 그리고자기공명영상에서특징적인영상의학적소견을보여쉽게진단할수있으나변성이동반되는경우에는진단에혼란을줄수있다. 자궁근종은발생위치에따라점막하 (submucosal), 벽내 (intramural) 및장막하 (subserosal) 자궁근종으로분류할수있고점막하와장막하자궁근종의경우유경성 (pedundulated) 모양을보일수있는데유경성장막하자궁근종은자궁부속기에서발생한종양들과감별이힘든경우가있다 (1). 본증례보고에서는본원에서병리학적으로확진된, 악성난소종양으로오인되었던낭변성및점액변성 (cystic and myxoid degeneration) 을동반한거대유경성장막하자궁근종의증례 를경험하였기에이를영상의학적소견및문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례보고 45 세여성이 1주일간지속된소화불량및복부통증을주소로내원하였고복부신체검진에서모호한복부팽만이촉지되었다. 복부초음파검사에서, 고형성분을포함하는매우큰낭성종괴가환자복부의대부분을채우고있었고, 낭종내부에는많은수의불규칙하고두꺼운중격과고에코의결절성병변들이동반되어있었다 (Fig. 1A). 또한, 고형성분의내부에는색도플러초음파에서혈류를확인할수있었고좌측난소는정상적으로관찰이되었으나우측난소는구분되지않아우측난소에서기원한점액낭샘암종 (mucinous adenocalcinoma) 의가능성이있을것으로판단되었다. 환자는치료전종괴의감별 Copyrights 2017 The Korean Society of Radiology 61

2 진단및범위를평가하기위하여복부컴퓨터단층촬영및골반자기공명영상검사를시행받았다. 컴퓨터단층촬영에서는각각 cm 및 cm 크기의경계가좋은두개의종괴가서로붙어있었고낭종성분과고형성분이혼합되어있었으며낭종성분내부에는다양한두께의격막이동반되어있었다 (Fig. 1B). 또한우측난소는컴퓨터단층촬영에서도명확히구분이되지않았고, 좌측난소는이종괴의좌측면과닿아있 지않았다. 골반자기공명영상의 T1 강조영상에서는오른쪽의낭성종괴는중등도의신호강도를보였으나좌측의낭성종괴는고신호강도를보였다 (Fig. 1C). T2 강조영상의축상면 (axial) 과관상면 (coronal) 영상에서이러한액체성분들은각각의방마다다양한신호강도를보였고 T1 강조영상에서고신호강도로보였던왼쪽의낭성종괴가고신호강도로보였으며일부는액체-액체층 (fluid-fluid level) 이관찰되어좌측낭성 A B C D E Fig. 1. Radiologic and surgical images of uterine myoma with extensive cystic and myxoid degeneration in a 45-year-old female. A. Transabdominal ultrasound shows a huge mixed cystic and solid mass in the pelvic cavity with extension to the epigastric area. Multiple irregularly thick septae with lobulated echogenic nodular areas (arrow) are noted within the mass. B. On coronal reformatted contrast enhanced CT image, there are two large lobulated cystic masses with enhancing solid areas and focal enhancing thick septae. The left ovary is visualized, but on CT, the right ovary is not definite. C. On T1-weighted axial image, the cystic mass in the right abdomen shows intermediate signal intensity, but the left-side cystic mass shows high signal intensity, indicating different fluid contents. D, E. T2-weighted axial (D) and coronal (E) images reveal multiple small locules with variable signal intensities and fluid-fluid levels (arrowheads) with low signal intensity solid portions in the masses (arrows). F. Gd-enhanced fat-saturated T1 image shows homogeneous enhancement of solid portions within the cystic mass (arrow). The uterus (arrowheads) is seen adjacent to the cystic mass. F 62 대한영상의학회지 2017;77(1):61-66 jksronline.org

3 황준석 외 종괴는 다양한 점성을 갖는 점액과 혈액성분이 있는 것으로 판 사를 시행하였고 종양표지자 중 암배아항원(calcinoembryonic 단되었다. 또한, 이 두 개의 종괴들은 자궁과 붙어 있었으나 비 antigen), 알파태아단백(α-fetoprotein) 및 CA 19-9는 정상범 교적 경계가 잘 유지되어 보였고 T2 강조영상에서 저신호 강도 위였으나 CA 125는 88.3 U/mL(정상치: 0~35 U/mL)로 정 로 보이는 고형 성분들도 혼재되어 있었으며(Fig. 1D, E), 고형 상보다 약간 증가되어 있었다. 성 부분들은 조영증강하였을 때 균일한 조영증강을 보였다 양전자방출 단층촬영[18F fluorodeoxyglucose (이하 FDG) (Fig. 1F). 골반 자기공명영상에서는 양측 난소가 모두 관찰되 positron emission tomography (이하 PET)/CT]에서는 조영증강 었는데 오른쪽 난소는 종괴와 붙어 있었으나 형태가 잘 유지되 어 있었고 왼쪽 난소는 자궁의 후외측에 위치해 있었다(Fig. 되는 고형 성분에 FDG 섭취가 증가되어 있어(maximum standardized uptake value = 3.02) 악성 종양이 의심되었다(Fig. 1H). 1G). 이와 같은 소견을 바탕으로 우측 난소에서 기원한 돌출성 환자는 종양 절제술을 시행받았고 수술 시에 자궁의 전벽에 점액낭 샘암종과 동반된 복막강 전이, 또는 크루켄버그 종양 서 기시한 두 개의 돌출된 종괴를 제거하였다(Fig. 1I). 병리조 (Krukenberg s tumor)의 가능성도 감별해야 할 것으로 생각하 직학적 검사에서 낭변성 및 점액변성과 혈액성분이 동반된 유 였다. 경성 장막하 자궁근종으로 확인되었고(Fig. 1J), 복강 내의 복 환자는 골반 종괴의 감별진단을 위하여 혈청 종양표지자 검 G 수에 대한 세포검사에서 악성세포는 검출되지 않았다. H I J Fig. 1. Radiologic and surgical images of uterine myoma with extensive cystic and myxoid degeneration in a 45-year-old female. G. At the bottom of the cystic and solid masses, both ovaries are noted on each side of the uterus (arrowheads). The left ovary is separated from the masses (white arrow) but the right ovary abuts on the mass, but its contour is relatively well preserved (yellow arrow). H. PET-CT image shows increased FDG uptake in the enhancing solid portion of the masses (arrow), suggestive of a malignant tumor. I. During the operation, two large cystic masses are found to originate from the uterus. The right ovary and the fallopian tube are attached to the tumor (arrowheads). J. Cut surface of the specimen shows extensive hemorrhagic necrosis (white arrows) with cystic change (yellow arrow). A whitish-gray solid myoma portion (arrowheads) is seen. FDG = fluorodeoxyglucose, PET = positron emission tomography jksronline.org 대한영상의학회지 2017;77(1):

4 고찰 자궁근종은가장흔한자궁의종양으로평활근 (smooth muscle) 과다양한정도의섬유성결합조직 (fibrous connective tissue) 으로구성된다. 자궁근종은발생위치에따라서자궁강내로돌출되는점막하, 자궁근층에국한되어있는벽내및장막바로아래에서발생하는장막하자궁근종으로나눌수있다 (2). 자궁근종이너무커져혈류공급이원활하게이루어지지않으면다양한종류의변성이발생하게되고자궁근종의변성은수술로확인된자궁근종의약 2/3 정도에서보이는흔한합병증이다 (3). 이중유리질변성 (hyaline degeneration) 이전체의 60% 정도로가장흔하고낭변성은 4% 정도를차지하는흔하지않은변성이다. 그외에도자궁근종의변성에는점액변성, 적생변성 (red degeneration) 및석회화 (dystrophic calcification) 등이있다 (4). 유리질변성은균질한호산성판 (eosinophilic plaque) 이세포외공간에침착되고평활근이점차광범위하게대치되는것을의미한다 (5, 6). 자궁근종의부종 (edema) 은자궁근종의약 50% 에서동반되는흔한조직병리학적소견으로다양한원인에의해액체가저류되는데낭성변성은부종의극단적인후유증으로여겨진다 (6). 점액변성은자궁근종내에점액다당류 (mucopolysaccharide) 를포함하는아교질 (gelatin) 부위가존재하는경우를말한다 (5). 적색변성은주로임신및피임약복용과연관되어발생하는자궁근종의출혈성경색의일종으로종괴가장자리에있는정맥혈전이나종괴내동맥의파열에의해이차적으로발생할수있으며다른변성과는다르게전신적인증상을일으킬수있다 (5, 6). 초음파는자궁근종을진단하는데가장기본적인검사방법으로자궁근종의에코는섬유조직과평활근의비율에의해결정되나변성이없는자궁근종의경우주로저에코의경계가명확한종괴로나타나고자궁은일부분혹은전체의크기가증가되거나경계가변형된다. 그러나낭성변성이있는경우에는불규칙한무에코영역이나약간고에코부분이나타날수있고석회화가동반되는경우에는후방그림자 (posterior acoustic shadowing) 가동반될수있다 (7). 장막하자궁근종이줄기를갖는경우에는자궁은대부분정상적인모양을보이게되고종괴의기원이불분명하게되며근종의낭성변성이동반되면자궁부속기의종괴와감별이어려울수있다 (1). 이를감별하기위해서는색도플러초음파및자기공명영상에서종괴와자궁의경계에구불구불한혈관 (bridging vascular sign) 이있으면자궁에서기원한종양으로판단할수있다 (1). 컴퓨터단층촬영은자궁근종을포함한골반종괴를진단하고평가하는데있어일차영상검사방법으로이용되고있지는않 지만다른원인에의해시행된골반컴퓨터단층촬영에서자궁근종이발견되는경우가드물지않다 (8, 9). 자궁근종은컴퓨터단층촬영에서매우다양하게보일수있는데자궁의크기가커지고종괴가동반되어있으며자궁의윤곽이변형되는것이가장흔한컴퓨터단층촬영소견이고변성이있다면그위치가낮은감쇠계수를보이며조영증강이잘되지않는다 (8). 자기공명영상은초음파에서감별하기어려운골반종괴의기원및성상를결정하는데매우중요한역할을한다. 자궁근종은자기공명영상에서도다양한양상으로보일수있는데변성되지않은자궁근종의경우 T1 강조영상에서중등도의신호강도로보이고 T2 강조영상에서는주변자궁근층과분명하게구분되는경계가좋은종괴로보이며유리질화로인하여저신호강도로관찰된다 (5). 변성된자궁근종의경우유리질변성은전형적으로 T2 강조영상에서저신호강도로보이기때문에변성이없는전형적인자궁근종과유사하게보일수있으나조영증강되지않는다 (5, 9). 낭성변성은원형의경계가분명한낭종성분들이 T1 강조영상과 T2 강조영상에서각각물과비슷한저신호강도및고신호강도로보이고조영증강되지않는다 (5). 점액변성의경우 T2 강조영상에서낭성변성과마찬가지로매우높은신호강도를보여둘을감별하는것이쉽지않으나점액변성의경우조영증강하였을때조영증강되지않거나매우낮은조영증강을보일수도있고낭성변성보다는전형적으로더욱복잡한 (complex) 낭성병변으로보이는차이가있으며평활근육종 (leiomyosarcoma) 이나다른악성종양에서도발생할수있기때문에임상적으로중요하다 (5, 6). 적색변성은 T1 강조영상에서는일반적으로미만성의또는가장자리부분이고신호강도를보이고, T2 강조영상에서는다양한신호강도를보이는데저신호강도의테두리를동반할수있으며조영증강되지않는다 (5). T1 강조영상에서고신호강도로보이는이유는혈액내부의단백질성분혹은혈색소 (hemoglobin) 에의한 T1 단축효과에의한것으로생각된다. 낭변성이나점액변성이동반된자궁근종과감별해야할질환으로는난소의악성종양외에자궁의평활근육종과자궁내막간질육종이있다. 평활근육종은대부분원발성으로발생하지만 0.23~0.7% 에서드물게자궁근종의악성변화에의해발생한다고알려져있다 (9). 대부분빠르게자라는골반의큰종괴로나타나며강하게조영증강되는고형성분을가지고있고경계가불분명하며내부에혈액성분을주로포함하고있는것으로알려져있다 (9). 변성된자궁근종과의감별이매우어려운것으로알려져있기때문에특히빠르게자라는경우에는자궁근종보다발생률은낮지만평활근육종의가능성을생각해야한다. 저자의증례에서다양한신호강도의낭성부분은대부분 64 대한영상의학회지 2017;77(1):61-66 jksronline.org

5 황준석외 경계가매우좋다는점에서자궁근육종과는차이를보인다. 자궁내막간질육종은일반적으로국소적인자궁내막의비후또는폴립성의종괴로나타나고자궁근층을광범위하게침범하며경계가좋거나침습적인경향을보이나종양의등급에따라다양한영상소견을보일수있다 (10). 또한다양한정도의낭성변화를동반할수있어변성된자궁근종과의감별이어려울수있는데, 자궁내막간질육종의경우자궁강또는자궁벽내에주로위치하므로자궁의장막하종괴로나타났던본증례와는차이를보인다 (10). 본증례에서는자궁과붙어있는매우큰종괴내부의다방성액체성분이자기공명영상에서다양한신호강도를보였고특히일부방들은 T1 강조영상에서고신호강도로나타났다. 또한, 초음파및컴퓨터단층촬영에서는우측난소가구분되지않았고조영증강되는고형성분이 FDG-PET 에서 FDG 섭취가증가되어있어우측난소에서기원한점액낭샘암종의가능성이높을것으로판단되었으나자기공명영상검사에서는양측난소를확인할수있었다. 수술후최종병리학적진단에서심한낭성및점액변성이동반된자궁전벽에서기원한유경성자궁근종으로진단되었다. 자궁근종은매우흔한양성질환이나다양한변성에의하여영상진단이어려운경우가있고, 특히낭성변성이심한경우난소종양과의감별이쉽지않다 (1, 7, 8). 본증례에서도복부초음파및컴퓨터단층촬영검사에서는난소종양으로의심되었으나자기공명영상에서는정상난소를구분할수있었다. 따라서, 심한변성을동반한자궁근종의영상의학적소견을이해하는것은여성의복강내낭성종괴의진단에도움이될것으로생각된다 REFERENCES 1. Karagianni E, Tsolakidis D, Bili E, Vavilis D, Tarlatzis B. Degeneration of a pedunculated leiomyoma mimicking ovarian neoplasm. A case report and review of the literature. Obstet Gynecol Int J 2015;14: Novak ER, Woodruff JD. Myoma and other benign tumors of the uterus. In Novak E, Novak ER, Woodruff JD, eds. Gynecologic and obstetric pathology: with clinical and endocrine relations. 6th ed. Philadelphia: WB Saunders, 1967: Hillard PJ. Benign diseases of the female reproductive tract. In Berek JS, ed. Berek and Novak s gynecology. 15th ed. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins, 2012: Mayer DP, Shipilov V. Ultrasonography and magnetic resonance imaging of uterine fibroids. Obstet Gynecol Clin North Am 1995;22: Murase E, Siegelman ES, Outwater EK, Perez-Jaffe LA, Tureck RW. Uterine leiomyomas: histopathologic features, MR imaging findings, differential diagnosis, and treatment. Radiographics 1999;19: Ueda H, Togashi K, Konishi I, Kataoka ML, Koyama T, Fujiwara T, et al. Unusual appearances of uterine leiomyomas: MR imaging findings and their histopathologic backgrounds. Radiographics 1999;19 Spec No:S131-S Kaushik C, Prasad A, Singh Y, Baruah BP. Case series: cystic degeneration in uterine leiomyomas. Indian J Radiol Imaging 2008;18: Low SC, Chong CL. A case of cystic leiomyoma mimicking an ovarian malignancy. Ann Acad Med Singapore 2004;33: Wilde S, Scott-Barrett S. Radiological appearances of uterine fibroids. Indian J Radiol Imaging 2009;19: Kim HC, Cho JH. Endometrial stromal sarcoma presented as a multilocular cystic mass without a solid component: a case report. J Korean Soc Radiol 2012;66: jksronline.org 대한영상의학회지 2017;77(1):

6 황준석 1 이범하 1 * 이혜경 1 이민희 1 최서연 1 정수호 2 자궁근종은가장흔한자궁의양성종양이다. 변성이없는자궁근종은전형적인영상소견을보여영상의학적검사로쉽게 진단할수있다. 하지만변성된자궁근종은다양한영상소견을보일수있고자궁근종의변성으로인한비전형적인영상소 견들은자궁근종의진단에혼란을야기할수있다. 이논문에서, 저자들은양측난소의표면상피세포종양과유사하게보 이는심한낭및점액변성을동반한자궁근종의증례를보고하고자한다. 순천향대학교의과대학부천병원 1 영상의학과, 2 산부인과 66 대한영상의학회지 2017;77(1):61-66 jksronline.org

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