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화주 장곡
6 years ago
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~ 재활복지 Journal of Rehabilitation Research, Vol.18, No. 4

1 ~ 재활복지 Journal of Rehabilitation Research, Vol.18, No , pp DOI : 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련 말평가과제에대한문헌연구 김선우 1 ( 대림대학교언어재활과조교수, 연세대학교대학원언어병리학협동과정 ) 김향희 2 ( 연세대학교대학원언어병리학협동과정교수, 의과대학재활의학교실및재활의학연구소 ) 논문요약 특발성파킨슨병 (idiopathic Parkinson disease, IPD) 은알수없는원인으로인해중뇌의흑질신경세포가손실되는대표적인퇴행성신경계질환이다. IPD 환자는신체운동이상을주로호소하지만이들중 70~90% 가운동저하형마비말장애 (hypokinetic dysarthria) 를동반하는것으로알려져있다. 진행된심도의 IPD 환자의운동증상호전에가장효과적인치료방법으로알려진시상밑부핵심부뇌자극술 (subthalamic nucleus deep brain stimulation, STN-DBS) 은말산출에서는그효과가일관되지않게보고된다. 이에본연구에서는 STN-DBS 가말산출에미치는영향을살펴보고, 연구에서어떠한말평가과제가사용되었는지를조사하기위하여 medline 을통해 2012까지이루어진연구논문을수집하였다. 총 32편중, 연구대상자들에서술후말상태의 호전 이관찰된논문은 42%, 악화 는 29%, 엇갈리는결과 는 26%, 변화없음 은 3% 로확인되었다. 말효과간에는문맥발화 (contextual speech) 가연구에사용된비중이높을수록술후말상태는부정적인결과로보고되었으며, 말산출단계중일부단계 ( 예 : 호흡및발성만, 혹은조음만 ) 만이반영된평가과제가연구마다선택적으로사용되었음을확인하였다. 이에본연구는 STN-DBS 를받은 IPD 환자의말평가는말산출하부단계를모두반영하는문맥발화과제를통일적으로사용할것을제안한다. 주제어 : 특발성파킨슨병, 심부뇌자극술, 시상밑부핵, 운동저하형마비말장애, 말 1 주저자 2 교신저자

2 ~ 238 재활복지제 18 권제 4 호 Ⅰ. 서론 특발성파킨슨병 (idiopathic Parkinson disease, IPD) 은 1817년제임스파킨슨 (James Parkinson) 의 진전마비에대한소론 (An essay on the shaking palsy) 에서첫임상사례가보고된후 Charcot에의해파킨슨병으로명명되었다 (Goetz, 1986). IPD는중뇌 (midbrain) 에위치한흑질 (substantia nigra) 의신경세포손실로인하여운동 (motor) 과비운동 (non-motor) 에서기능장애가발생하는대표적퇴행성신경계질환이다. IPD의대부분은그원인을알수없는특발성으로특징적임상증상, 즉파킨슨증 (parkinsonism) 으로불리는떨림 (tremor), 느린운동 (bradykinesia), 경축 (rigidity), 자세불안정 (postural instability) 과운동저하형마비말장애 (hypokinetic dysarthria) 로알려진말 (speech) 집행의문제를동반한다 (Pinto et al., 2004). 현재 IPD 치료를위해가장널리사용되고있는방법은약물복용과수술이다. 병이많이진행된 IPD 환자의증상개선을위해 1960년대이전에시행되었던시상파괴술과창백핵절단술은약물치료로대체되었는데, 도파민전구체인레보도파 (levodoopa, L-Dopa) 가비정상적인운동증상을현저하게개선하는것으로증명되었기때문이다. 현재까지도파민은 IPD 치료에있어가장효과적인약제로인정받고있다. 그러나흑질신경세포의감소가일정수준에이르고, 약물의복용기간이길어지면약물이작용하는시간과작용하지않는시간동안의효과차이 (on-off) 가뚜렷해지면서점차적으로약물이작용하는시간 (on-time) 이짧아져운동불능 (dyskinesia) 이라는부작용을경험하게된다 (Xie et al., 2011). 심부뇌자극술 (deep brain stimulation, DBS) 은약물투여만으로는한계에도달한 IPD의대안치료방법이다. 1987년 Benabid 등에의해운동이상을보인환자를대상으로한수술적접근법으로소개된이후 (Dromey & Bjarnason, 2011) IPD 환자의비정상적인운동증상을최대한감소시키고, 부작용은최소화하는방법으로각광을받고있다. 고주파또는저주파를이용하여배쪽중간시상핵 (ventral intermediate nucleus of thalamus, Vim), 내측창백핵 (internal globus pallidus, GPi), 또는시상밑부핵 (subthalamic nucleus, STN) 을자극하는데이중 STN이비정상적인운동증상의호전에가장효과적인위치로인정되고있다 (Bejjani et al., 2000; Pinto et al., 2005). 편측으로소개된이후에양측전극이식이선호되는 DBS는우리나라의경우 2005년부터건강보험급여혜택이적용되기시작하였으며매년수술을받는환자의수는꾸준히증가하고있다 ( 류철형외, 2006). STN-DBS 가운동증상에미치는긍정적인효과는이미많은연구를통해증명되었지만말산출에관해서는일치하지않는결과들이보고되고있다 (Lundgren et al., 2011). IPD 환자의

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 239 말은사지운동문제에비해상대적으로그중요성이강조되지않지만 IPD 환자의 70~90% 가발병후말 (speech) 또는음성 (voice) 장애를동반한다는보고 (Pinto et al., 2004) 를감안한다면삶의질을저하시키는주요요인이라고할수있다.

3 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 239 말은사지운동문제에비해상대적으로그중요성이강조되지않지만 IPD 환자의 70~90% 가발병후말 (speech) 또는음성 (voice) 장애를동반한다는보고 (Pinto et al., 2004) 를감안한다면삶의질을저하시키는주요요인이라고할수있다. 저하된 IPD 환자의말및음성기능을개선시키기위한임상현장의노력은행동치료법, 약물그리고수술로구분된다. 행동치료법은목표음소를음소, 음절, 단어, 구, 문장의언어학적단위를증가시켜나가면서집중적으로반복하는전통적인조음훈련프로그램과성대접촉을증가시켜발성부전을개선하는밀기접근법이널리선호되고있다. 이와더불어 1995년 Ramig에의해주장된음강증진에초점을둔 4주 16회의집중프로그램이전반적인말산출능력을개선하고유지시키는데매우효과적인방법이라는사실이증명되자리실버만음성치료 (Lee Silverman Voice Treatment, LSVT) 는 IPD의대표적치료법으로자리매김하였다 ( 권미선외, 2013). 약물및수술적중재는말또는음성과관련된증상을완화하기위하여 IPD 환자에게일차적으로권고되는중재는아니다. 그이유는약물및수술은비정상적인운동기능감소에는매우효과적이지만말산출에있어서는그영향이모호하기때문이다. STN DBS가소개된이후, IPD 환자의말문제는연구대상자들에서 호전, 악화, 대상자간의엇갈리는결과, 혹은 술후차이가없음 등으로일치하지않는결과가보고되고있다 (Skodda, 2012). 통일되지않은결과를논하기에앞서어떤과제가말산출능력의변화를검증하기위하여선택되었는가에대한확인이필요함에도불구하고현재까지이에대한검토가이루어지지않은실정이다. 이에, 본연구는 STN-DBS 의말효과를술전및술후에근거하여살펴보고, 각효과에따른말과제의종류를분석하여향후 IPD 환자의통일된평가방향을수립하는데필요한기초자료를제공하고자한다. Ⅱ. 연구방법 1. 자료선정 STN-DBS 를받은 IPD 환자의술전과술후의말산출변화를확인하기위하여본연구는다음의방법으로자료를수집하였다. 국외는미국국립의학도서관검색엔진인 pubmed 에서 Parkinson disease, deep brain stimulation, subthalamic nucleus, hypokinetic dysarthria, speech 로, 국내는 RISS 에서 파킨슨, 뇌심부자극, 시상밑부, 과소운동형마비말장애, 말 의핵심어를사용하여 STN-DBS가소개된 1987년을시작으로 2012년까지의자료를검색하였다.

4 ~ 240 재활복지제 18 권제 4 호 수집된총 99편 ( 국외자료 96편, 국내자료 3편 ) 을대상으로술전후의말상태가비교되었는지를일차적으로확인하였다. 그다음으로는언어재활분야에서말평가를위해사용되는합의된분석방법인청지각적 (perceptual), 음향학적 (acoustic), 공기역학적 (aerodynamic) 방법 ( 임애리외, 2013) 을포함했는지를확인하여최종적으로국외논문 32편 ( 국외 ) 을선정하였다. 2. 자료분석수집된총 32편논문에서술전과비교된술후의말상태는 호전, 악화, 엇갈린결과, 효과없음 으로구분되었다. 보고된네가지말상태에근거하여수집된자료를저자, 발행년도, 대상자수, 말평가유형 ( 청지각적, 음향학적, 공기역학적평가 ), 말평가과제, 말분석항목으로정리하였고그구체적인내용은다음의 < 표 1>, < 표 2>, < 표 3>, < 표 4> 와같다. < 표 1> STN-DBS 후말 ' 호전 ' 을보고한연구 ( 연도순 ) ( 계속 ) 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 C. Moreau 등 (2011) 11 청지각적음향학적공기역학적 F. Karlsson 등 (2011) 7 음향학적 UPDRS 18 번항목모음연장 /a/ 노력성호기량 /pa/ 음절반복 AMR SMR M. J. Hammer 등 (2011) 17 공기역학적 /pa/ 음절반복 S. Lundgren 등 (2011) 16 음향학적 문단읽기 AMR M. J. Hammer 등 (2010) 18 음향학적 /pa/ 음절반복 T. Roges 등 (2010) 7 청지각적음향학적 대화대화반복문장반복 마비말장애중증도 F0, SD F0, 음강 MPT, FEV 구강내압력후두저항 조음속도 VOT 비율 구강내압력비강기류 읽기과제의음강음절반복에서음강감소 성문하압력최대기류유성평균기류후두기도저항음절당폐기류감소경사 정규화 HNR 비유창성비율

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 241 < 표 1> 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 V. S. Lee 등 (2008) 19 음향학적 /a/ 모음연장 Jitter, shimmer, SNR, F0, vf0, vam S. Pinto 등 (2004) 10 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 M.

5 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 241 < 표 1> 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 V. S. Lee 등 (2008) 19 음향학적 /a/ 모음연장 Jitter, shimmer, SNR, F0, vf0, vam S. Pinto 등 (2004) 10 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 M. Gentil 등 (2003) 16 M. Gentil 등 (2001) 26 청지각적음향학적 청지각적음향학적 C. Dromey 등 (2000) 7 음향학적 UPDRS 18 항목 /a/, /i/ MPT 문장반복짧은문장말하기비단어반복 UPDRS 18 번항목 /a/, /i/ MPT 구반복짧은문장말하기단어말하기비단어반복 /a/ MPT 독백 마비말장애중증도 MPT 말속도쉼구간 F0, jitter, shimmer 마비말장애중증도 MPT 쉼구간 F0 유성음강도 F0, SD F0 Jitter, shimmer 독백강도, 독백억양 M. Gentil 등 (1999) 1 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 M. Gentil 등 (1999) 10 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 주 ) STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ); UPDRS=unified Parkinson's disease rating scale; F0= 기본주파수 ; SD F0= 기본주파수표준편차 ; MPT=maximum phonation time( 최대발성시간 ); FEV= 강제호기량 ; AMR= 교대운동속도 ; SMR= 일련운동속도 ; VOT= 성대진동시작시간 ; HNR= 배음대잡음비율 ; jitter= 주파수변동률 ; shimmer= 진폭변동률 ; SNR= 신호대잡음비율 ; vf0= 기본주파수변화 ; vam= 진폭최대점간의변화

6 ~ 242 재활복지제 18 권제 4 호 < 표 2> STN-DBS 후말 ' 악화 ' 를보고한연구 ( 연도순 ) 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 F. Karlsson 등 (2012) 16 음향학적표준문단 유성마찰음비율총기간중유성화비율 A. Umemura 등 (2011) 180 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 M. Toft & E. Dietrichs (2011) 2 청지각적대화말수행력의서술적기술 S. Y. Chen 등 (2011) 52 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 M. Astrom 등 (2010) 10 청지각적 E. Tripoliti 등 (2008) 14 A. L. Tornqvist 등 (2005) 청지각적음향학적 10 청지각적 /a/ 연장발성말명료도평가 60 초독백 /a/ 연장발성말명료도평가 60 초독백 표준문단무의미문장 말명료도 말명료도음강 정조음단어전반적말명료도조음정확도환자의주관적평가음질말속도 R. Moretti 등 (2003) 1 청지각적대화말수행력의서술적기술 S. Pinto 등 (2003) 26 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 주 ) STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ); UPDRS=unified Parkinson's disease rating scale < 표 3> STN-DBS 후 ' 엇갈린말결과 ' 를보고한연구 ( 연도순 ) ( 계속 ) 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 C. Dromey & S. Bjarnason (2011) 6 청지각적음향학적 문장표준문단 /a/ 연장모음 AMR 마비말장애중증도 Jitter, shimmer, NHR 변동률장구간스펙트럼마찰음화음형대경사모음공간면적

7 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 243 < 표 3> 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 E. Tripoliti 등 (2011) 32 청지각적음향학적 /a/ MPT 60 초독백말명료도평가 K. Chenausky 등 (2011) 10 음향학적 /pa/, /ka/ AMR 마비말장애중증도음강장구간스펙트럼 음절속도음절길이변화음절길이패턴닝성대진동시작시간변화모음분별파열음의마찰음화 S. H. Paek 등 (2011) 57 청지각적 UPDRS 18 번항목마비말장애중증도 F. Klostermann 등 (2008) 19 청지각적음향학적 UPDRS 18 번항목 MPT 음역대 M. Putzer 등 (2008) 9 음향학적 AMR S. Pinto 등 (2005) 4 청지각적음향학적 M. Rousseaux 등 (2004) 7 청지각적 UPDRS 18 번항목 MPT 문장반복 UPDRS 18 번항목 /a/ 모음연장 /a/ 음강과음도조절음소조음단어내음소조음대화읽기 ( 단어, 문장, 문단 ) 마비말장애중증도 F0, jitter, shimmer, NHR 주파수범위진폭전반적말속도조음속도쉼속도 파열폐쇄유성화파열폐쇄성대진동시작시간모음음절의유성화구간전체음절구간의기간열림상수닫힌구간, 열린구간 마비말장애중증도말음강발성시간말속도 마비말장애중증도요소결함호흡및음성음소조음말명료도 주 ) STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ); jitter= 주파수변동률 ; shimmer = 진폭변동률 ; NHR= 잡음대배음비율 ; AMR= 교대운동속도 ; MPT=maximum phonation time( 최대발성시간 ); UPDRS=unified Parkinson's disease rating scale; F0= 기본주파수

8 ~ 244 재활복지제 18 권제 4 호 < 표 4> STN-DBS 후 ' 말산출능력의변화없음 ' 을보고한연구 ( 연도순 ) 저자 ( 년 ) 대상자수말평가유형말평가과제말분석항목 Y. Xie 등 (2011) 11 음향학적 MPT /a, i, u/ AMR 1~10 까지숫자세기문장읽기 F0, F0 STD jitter, shimmer, NHR 음성과음성떨림억양자극성 DDK 속도표준음절속도 MFTR, MATR rf0, rvf0, rvam DDKaver, DDKcvp, DDKjit F1, F2, F3 L. D'Alatri 등 (2008) 12 청지각적음향학적 대화읽기 UPDRS 의 18 번항목 /a/ 모음연장 DDK 말명료도 Jitter, shimmer, NHR, MFTR, MATR, PFTR, PATR, rf0, rvf0, rvam, DDKcvp, DDKsla, DDKmxa 주 ) STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ); MPT=maximum phonation time( 최대발성시간 ); AMR= 교대운동속도 ; F0= 기본주파수 ; F0 STD= 기본주파수표준편차 ; jitter= 주파수변동률 ; shimmer= 진폭변동률 ; NHR= 잡음대배음비율 ; DDK= 길항반복운동 ; MFTR= 주파수떨림강도 ; MATR= 진폭떨림강도 ; rf0= 연속발화기본주파수평균 ; rvf0= 주파수변화 ; rvam= 진폭변화 ; DDKaver= 길항반복운동속도평균 ; DDKcvp= 길항반복운동속도변화계수 ; DDK jit= 길항반복운동변동률 ; F1= 제 1 음형대 ; F2= 제 2 음형대 ; F3= 제 3 음형대 ; UPDRS=unified Parkinson s disease rating scale; PFTR= 주파수떨림주기성 ; PATR= 진폭떨림주기성 ; DDKsla= 길항반복운동음절강도의평균 ; DDKmxa= 길항반복운동의최대음강 Ⅲ. 결과 수집된총 32편의논문에사용된말평가법을분류한결과, 음향학적평가 13편 ( 조음기관운동분석연구 3편과신경영상연구 1편에병행된말평가포함 ), 청지각적평가 8편, 공기역학적평가 1편, 청지각과음향학의두가지방법이함께사용된평가 9편 ( 조음기관운동분석연구에병행된말평가 1편포함 ), 세가지방법 ( 청지각적, 음향학적, 공기역학적분석 ) 이모두사용된평가 1편으로정리되어음향학및청지각에집중된말분석이이루어졌음이확인되었다 < 그림 1>. 말평가에사용된말과제를구체적으로살펴보면 Unified Parkinson's Disease Rating Scale

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 245 ( 이하 UPDRS) 의 18번말항목이 13편, 모음연장발성과제가 13편, 길항반복운동 (diadochokinesis, DDK) 과제가 10편, 문장 ( 비문장포함 ) 과제가 9편, 문단과제가 6편, 독백이 4편, 마비말장애를위한평가도구사용이 4편, 단어과제가 3편, 대화과제가 3편,

9 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 245 ( 이하 UPDRS) 의 18번말항목이 13편, 모음연장발성과제가 13편, 길항반복운동 (diadochokinesis, DDK) 과제가 10편, 문장 ( 비문장포함 ) 과제가 9편, 문단과제가 6편, 독백이 4편, 마비말장애를위한평가도구사용이 4편, 단어과제가 3편, 대화과제가 3편, 말수행력에대한기술이 1편, 숫자세기가 1편, 구과제가 1편, 음역대분석이 1편, 노력성날숨용량이 1편으로 UPDRS 의 18번말항목과모음연장발성이각각 13편으로가장빈번하게사용되었다 < 그림 2>. UPDRS 의 18번말문항은청지각적평가로, 점수가증가할수록심화되는말중증도를나타내기위하여등간척도에준거하는데 0점은정상 (0=normal), 1점은경미한표현, 발화감소또는음량감소 (1=slight loss of expression, diction and/or volume), 2점은단조롭고뭉치는발화이지만이해는가능함 ; 중도의결함을보이는상태 (2=monotone, slurred but understandable; moderately impaired), 3점은현저한결함을보이는상태, 이해하기힘듦 (3=marked impairment, difficult to understand), 4점은불명료함 (4=unintelligible) 을의미한다. 모음연장발성은대상자에게편안한음도와음강으로모음을길게또는최대한길게산출하도록하여호흡및발성관련요소를청지각적또는음향학적인방법으로평가한다. 총 32편의논문에서보고된술후말산출능력의변화는다음과같다. 말 호전 은 13편, 악화 는 9편, 엇갈린결과 는 8편, 변화없음 은 2편이었다 < 그림 3>. 말호전이보고된 13편의논문에사용된구체적인말평가종류를살펴보면음향학적연구가 5편, 청지각적연구가 3편, 공기역학적연구가 1편, 음향학과청지각연구가 3편, 세가지평가법이모두사용된연구가 1편이었다 < 표 1>. 개선된측면을살펴보면음성에서는음량, 음도, 음질이향상되었으며, 호흡은구강내압증가, 호흡기능개선, 음압상승이었고, 조음에서는말명료도개선, 전반적인말수행력향상, 그리고조음속도의증가이었다. 이중에서호흡과발성능력향상이전체보고의 66.6% 를차지하였다. 마비말장애의말평가에사용되는주요과제인모음연장, 길항반복운동, 단음절 / 단어, 문맥발화 ( 김향희, 2012) 가연구에서차지하는비중을조사한결과문맥발화는 8편 (61.53%), 길항반복운동과모음연장은각각 5편 (38.46%), 단음절 / 단어는 1편 (7.69%) 순으로나타나호흡, 발성, 공명, 조음, 운율을모두반영하는과제인문맥발화가가장빈번하게사용된것으로확인되었다. 술후에말산출능력의 악화 를보고한 9편논문을살펴보면, 청지각적평가가 7편, 음향학적평가가 1편, 청지각과음향학적평가가 1편이었다 < 표 2>. 본연구들은말명료도저하, 유창성저하, 음량감소를보고하였다. 여기에사용된주요말평가는문맥발화과제로서 9편 (100%) 모두에포함되었으며, 그다음으로모음연장 2편 (22.22%) 이었으며, 길항반복운동과단음절 / 단어는사용되지않았다 (0%).

~ 246 재활복지제 18 권제 4 호 연구대상자내에서 엇갈린결과 를보고한 8편의연구는청지각적및음향학적평가 4편, 음향학적평가 2편, 청지각적평가 2편이었다 < 표 3>. 본연구내에서문맥발화는 6편 (75%), 모음연장과길항반복운동은각각 3편 (37.5%), 단음절 / 단어는 1편 (12.5%) 이과제로사용되었다.

10 ~ 246 재활복지제 18 권제 4 호 연구대상자내에서 엇갈린결과 를보고한 8편의연구는청지각적및음향학적평가 4편, 음향학적평가 2편, 청지각적평가 2편이었다 < 표 3>. 본연구내에서문맥발화는 6편 (75%), 모음연장과길항반복운동은각각 3편 (37.5%), 단음절 / 단어는 1편 (12.5%) 이과제로사용되었다. 술전과술후의말산출능력에차이가없었다고주장한 2편의논문중 1편은음향학적분석을, 1편은청지각적과음향학적분석을사용하였다 < 표 4>. 모음연장과길항반복운동과제는 2편모두에사용되었으며, 문맥발화는 1편에만포함되었다. < 그림 1> 특발성파킨슨병의 STN-DBS 효과분석을위해사용된말평가법 (%) 주 : STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ) < 그림 2> 특발성파킨슨병의 STN-DBS 효과분석에사용된말과제 주 : STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ) ; UPDRS=unified Parkinson's disease rating scale

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 247 < 그림 3> 특발성파킨슨병의 STN-DBS 가말산출에미친효과 (%) 주 : STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ) Ⅳ.

임상현장에서 DBS 후에말산출의악화를보고하는사례가빈번하지만본연구에서수집된자료에근거하면 (< 표 3>) 개선 이전체중 42% 로높은비중을차지하고있음을알수있다. DBS가말산출에미치는효과가긍정적이라는연구가과반수에근접하는비중을차지하고있음에도불구하고 IPD 환자가느끼는말중증도는악화된다고느끼는이유는평가에사용된과제의한계성이반영된것으로보여진다.

11 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 247 < 그림 3> 특발성파킨슨병의 STN-DBS 가말산출에미친효과 (%) 주 : STN-DBS=subthalamic nucleus deep brain stimulation( 시상밑부핵심부뇌자극술 ) Ⅳ. 논의및제언 장애노인즉, 장애뿐만아니라노인으로서의어려움을동시에경험 ( 이경준, 정명선, 2014) 하는 IPD 환자의이상운동증상을개선하는치료법으로 DBS가널리인정되고있으나, 축증후 (axial symptom), 특히말산출에서는그효과가명확하게증명되지않았다 (Hammer et al., 2010). 임상현장에서 DBS 후에말산출의악화를보고하는사례가빈번하지만본연구에서수집된자료에근거하면 (< 표 3>) 개선 이전체중 42% 로높은비중을차지하고있음을알수있다. DBS가말산출에미치는효과가긍정적이라는연구가과반수에근접하는비중을차지하고있음에도불구하고 IPD 환자가느끼는말중증도는악화된다고느끼는이유는평가에사용된과제의한계성이반영된것으로보여진다. 마비말장애평가에사용되는과제중일상의말산출능력을가장유사하게반영하는과제는문맥발화 (contextual speech) 로알려져있다 ( 김향희, 2012). 따라서 IPD 환자의술후변화된말수행력을확인하고해석하기위해서는호흡, 발성, 공명, 운율, 조음, 말명료도등이종합적으로반영되는과제가사용되어야한다. 단두편만이보고된 효과없음 을제외하고문맥발화과제가연구내에서사용된비중을살펴보면 악화 100%, 엇갈린결과 75%, 호전 61.53% 로서문맥발화가연구에포함되는비중이높을수록술후말산출은나빠지는경향을보였다. 즉, 말호전을보고한연구는말산출능력의일부만을반영하는과제를높은빈도로사용하여실제적인발화능력을반영하지못하였기때문에 DBS 를받은 IPD 환자가느끼는실제적인말수행력과차이를보였을가능성이

12 ~ 248 재활복지제 18 권제 4 호 제기된다. 말평가에사용된과제의빈도뿐만과제자체가지닌한계성도고려되어야한다. 최종적으로수집된 32편의논문에서가장높은빈도로사용된 UPDRS 의 18번말문항을살펴보면, 환자의발화를듣고등간 5점척도에근거하여말중증도를평가한다. 화자의말이음향학적신호로전달될때청자가알아듣는정도를말명료도 (speech intelligibility) 라고하는데이러한말명료도에영향을미치는변수는매우다양하다 ( 이영미외, 2012). 이중에서도화자요인에해당하는발화길이와복잡성의증가는청자가판단하는주관적인말명료도를저하시킨다. 또한폐쇄형질문에대한단답형대답인지혹은개방형질문에대한긴발화인지에따라한환자내에서도말명료도가달라진다. 그러므로동일한발화주제를제시하여환자내와간에예상되는발화구문의길이와복잡성을최대한통제하는것이검사결과의객관성을보유할수있는최선의방법이다. 그러나 UPDRS 의 18번문항은어떤종류의말과제를사용하여술전과술후의말중증도를평가해야하는지에대해전혀명시하고있지않아대상자간의결과비교에서일치하지않는연구결과가보고되었을가능성이제기된다. 즉, 대화시평가대상자의발화길이와복잡성이문장수준일경우 악화 로, 단어나구수준일경우는 개선 으로평가되었을가능성이높다. 그리고, UPDRS 의각단계에사용된내적판단근거를자세히살펴보면 1점은표현과음량을, 2점은음성, 조음, 말명료도를, 3점과 4점은말명료도를근거로하여전체적으로일관성없는기준이적용되고있음을확인할수있다. 요약하자면, 단일문항으로파킨슨병환자의말중증도를측정하는 UPDRS 는일관되지못한판단기준을적용하고있어문항간의내적일치도가저하되는과제라는점이다. UPDRS 의 18번문항과더불어널리사용되고있는모음연장발성과제도전반적인말산출능력의변화를반영하지못한다. IPD는대표적인운동저하형마비말장애로호흡, 발성, 공명, 조음, 운율에서문제가동반되기때문에종합확인과제인문맥발화가사용되는것이바람직하다. 그러나기존연구들은말산출단계중일부인호흡과발성이중점적으로반영되는모음연장발성과제를사용하여전반적인말수행력을해석하려고한한계를보였다. 그러나술후에발성및호흡능력의호전이상대적으로높은비중을차지한다는사실은주목할만하다. DBS가말하위체계중에호흡과발성에서제한적이지만긍정적인영향을주었다는결과는비정상적인사지움직임의개선과관련시켜다음과같이설명될수있다. 첫째, DBS 후호흡및발성능력의향상은사지의강직성감소로인한흉벽근육의강직완화에따른결과로생각된다. IPD 환자는흉벽근육의강직성때문에흉곽움직임이감소하고흡기시에정상화자보다구강압이낮아져결과적으로발화시에음량이감소하고말명료도는저하되는특징을

13 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 249 보인다 ( 고도흥, 2013). 이에근거한다면술후완화된사지의신체강직은호흡에관여하는흉곽의움직임을향상시켜결과적으로는성문하압의증가를도와발성능력이개선되었을가능성이높다. 둘째, 호흡과발성은사지에관여하는척수신경중경신경의일부인횡격막신경 (phrenic nerve) 의지배를받는다 (Bordoni & Zanier, 2013). 횡격막신경을통해횡격막이수축하기에충분한신경자극이전달되면흉부체적이증가하여체외공기가체내로유입되는현상이일어나고폐의압력이대기압보다높아지면폐에서방출되는날숨, 즉성문하압에의해성대가진동하면서발성이이루어진다. 즉, 사지움직임개선에긍정적인영향을준 DBS는척수신경인경신경에도영향을주어, 결과적으로는말산출을위한하위체계중제한적이기는하지만호흡과발성능력이향상된것으로추정된다. 본연구를통해 STN-DBS 후에각기다르게보고된말수행력은통일되지못한말평가과제의영향이반영되었을가능성이제기되었다. STN-DBS 가말산출에미치는영향을객관적으로확인하기위해서는향후연구는호흡, 발성, 공명, 조음그리고운율이모두반영되는종합적인말평가과제, 즉문맥발화가사용되어야한다. 통일된과제로, 실제적인말능력을반영하는자료가구축된다면 IPD 환자의삶의질향상에기여하는기초자료로활용될것이라고기대된다.

14 ~ 250 재활복지제 18 권제 4 호 참고문헌 권미선, 김정완, 이현정, 최현주, 하지완 (2013). 말운동장애 : 진단과치료. 서울 : 박학사. 김향희 (2012). 신경언어장애. 서울 : 시그마프레스. 이경준, 정명선 (2014). 국내장애노인관련연구의동향분석 ; 1995 년 ~2013 년국내학술지연구를중심으로. 재활복지, 18(1), 이영미, 성지은, 심현섭, 한지후, 송한내 (2012). 마비말장애인의조음오류유형에따른말명료도분석. 한국언어청각장애연구지, 17(1), 임애리, 김향희, 김수련, 유현지 (2013). 문헌분석을통한노화에따른음성의특징과삶의질변화. 재활복지, 17(1), 고도흥 (2013). 언어기관의해부와생리. 서울 : 학지사. 류철형, 장진우, 이명식 (2006). 특발성파킨슨병에대한시상하핵심부뇌자극술. 대한신경과학회지, 24(3), Aström, M., Tripoliti, E., Hariz, M. I., Zrinzo, L. U., Martinez-Torres, I., Limousin, P., & Wårdell, K., (2010). Patient specific model-based investigation of speech intelligibility and movement during deep brain stimulation. Stereotactic and Functional Neurosurgery, 88, Bejjani, B. P., Gervais, D., Arnulf, I., Papadopoulos, S., Demeret, S., Bonnet, A. M., Cornu. P., Damier, P., & Agid, Y., (2000). Axial parkinsonian symptoms can be improved: the role of levodopa and bilateral subthalamic stimulation. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry, 68(5), Bordoni, B., & Zanier, E., (2013). Anatomic connections of the diaphragm: influence of respiration on the body system. Journal of Multidisciplinary Healthcare, 6, Chen, S. Y., Tsai, S. T., Lin, S. H., Chen, T. Y., Hung, H. Y., Lee, C. W., Wang, W. H., Chen, S. P., & Lin, S. Z., (2011). Subthalamic deep brain stimulation in Parkinson's disease under different anesthetic modalities: a comparative cohort study. Stereotactic and Functional Neurosurgery, 89, Chenausky, K., Macauslan, J., & Goldhor, R., (2011). Acoustic analysis of PD speech. Parkinson's Disease, 2011, D'Alatri, L., Paludetti, G., Contarino, M. F., Galla, S., Marchese, M. R., & Bentivoglio, A. R., (2008). Effects of bilateral subthalamic nucleus stimulation and medication on parkinsonian speech impairment. Journal of Voice, 22, Dromey, C., & Bjarnason, S., (2011). A preliminary report on disordered speech with deep brain stimulation in individuals with Parkinson's disease. Parkinson's Disease, 2011, Dromey, C., Kumar, R., Lang, A. E., & Lozano, A. M., (2000). An investigation of the effects of subthalamic nucleus stimulation on acoustic measures of voice. Movement Disorders, 15,

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 251 1132-1138. Gentil, M., Chauvin, P., Pinto, S., Pollak, P., & Benabid, A. L., (2001).

15 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 Gentil, M., Chauvin, P., Pinto, S., Pollak, P., & Benabid, A. L., (2001). Effect of bilateral stimulation of the subthalamic nucleus on parkinsonian voice. Brain and Language, 78(2), Gentil, M., Garcia-Ruiz, P., Pollak, P., & Benabid, A. L., (1999). Effect of stimulation of the subthalamic nucleus on oral control of patients with parkinsonism. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry, 67(3), Gentil, M., Pinto, S., Pollak, P., & Benabid, A. L., (2003). Effect of bilateral stimulation of the subthalamic nucleus on parkinsonian dysarthria. Brain and Language, 85, Gentil, M., Tournier, C. L., Pollak, P., & Benabid, A. L., (1999). Effect of bilateral subthalamic nucleus stimulation and dopatherapy on oral control in Parkinson's disease. European Neurology, 42(3), Goetz, C. G., (1986). Charcot on Parkinson's disease. Movement Disorders, 1(1), Hammer, M. J., Barlow, S. M., Lyons, K. E., & Pahwa, R., (2011). Subthalamic nucleus deep brain stimulation changes velopharyngeal control in Parkinson's disease. Journal of Communication Disorders, 44(1), Hammer, M. J., Barlow, S. M., Lyons, K. E., & Pahwa, R., (2010). Subthalamic nucleus deep brain stimulation changes speech respiratory and laryngeal control in Parkinson's disease. Journal of Neurology, 257(10), Karlsson, F., Blomstedt, P., Olofsson, K., Linder, J., Nordh, E., & van Doorn, J., (2012). Control of phonatory onset and offset in Parkinson patients following deep brain stimulation of the subthalamic nucleus and caudal zona incerta. Parkinsonism & Related Disorders, 18(7), Klostermann, F., Ehlen, F., Vesper, J., Nubel, K., Gross, M., Marzinzik, F., Curio, G., & Sappok, T., (2008). Effects of subthalamic deep brain stimulation on dysarthrophonia in Parkinson's disease. Journal of Neurology, Neurosurgery, and Psychiatry, 79, Karlsson, F., Unger, E., Wahlgren, S., Blomstedt, P., Linder. J., Nordh, E., Zafar, H., & van Doorn, J., (2011). Deep brain stimulation of caudal zona incerta and subthalamic nucleus in patients with Parkinson's disease: effects on diadochokinetic rate. Parkinson's Disease, 2011, Lee, V. S., Zhou, X. P., Rahn, D. A., Wang, E. Q., & Jiang, J. J., (2008). Perturbation and nonlinear dynamic analysis of acoustic phonatory signal in Parkinsonian patients receiving deep brain stimulation. Journal of Communication Disorders, 41, Lundgren, S., Saeys, T., Karlsson, F., Olofsson, K., Blomstedt, P., Linder, J., Nordh, E., Zafar, H., & van Doorn, J., (2011). Deep brain stimulation of caudal zona incerta and subthalamic nucleus in patients with Parkinson's disease: effects on voice intensity. Parkinson's Disease,

16 ~ 252 재활복지제 18 권제 4 호 2011, Moreau, C., Pennel-Ployart, O., Pinto, S., Plachez, A., Annic, A., Viallet, F. Destée, A., & Defebvre, L., (2011). Modulation of dysarthropneumophonia by low-frequency STN DBS in advanced Parkinson's disease. Movement Disorders, 26, Moretti, R., Torre, P., Antonello, R. M., Capus, L., Gioulis, M., Zambito, Marsala, S., Cazzato, G., & Bava, A., (2003). Speech initiation hesitation following subthalamic nucleus stimulation in a patient with Parkinson's disease. European Neurology, 49(4), Paek, S. H., Lee, J. Y., Kim, H. J., Kang, D., Lim, Y. H., Kim, M. R., Kim, C., Jeon, B. S., & Kim, D. G., (2011). Electrode position and the clinical outcome after bilateral subthalamic nucleus stimulation. Journal of Korean Medical Science, 26(10), Pinto, S., Gentil, M., Fraix, V., Benabid, A. L., & Pollak, P., (2003). Bilateral subthalamic stimulation effects on oral force control in Parkinson's disease. Journal of Neurology, 250, Pinto. S., Gentil, M., Krack, P., Sauleau, P., Fraix, V., Benabid, A. L., & Pollak, P., (2005). Changes induced by levodopa and subthalamic nucleus stimulation on parkinsonian speech. Movement Disorders, 20(11), Pinto, S., Ozsancak, C., Tripoliti, E., Thobois, S., Limousin-Dowsey P, & Auzou P., (2004). Treatments for dysarthria in Parkinson's disease. Lancet Neurology, 3(9), Pinto, S., Thobois, S., Costes, N., Le Bars, D., Benabid, A. L., Broussolle, E., Broussolle, E., Pollak, P., & Genti,l M., (2004). Subthalamic nucleus stimulation and dysarthria in Parkinson's disease: a PET study. Brain, 127, Pützer, M., Barry, W. J., & Moringlane, J. R., (2008). Effect of bilateral stimulation of the subthalamic nucleus on different speech subsystems in patients with Parkinson's disease. Clinical Linguistic & Phonetics, 22(12), Rousseaux, M., Krystkowiak, P., Kozlowski, O., Ozsancak, C., Blond, S., Destée, A., (2004). Effects of subthalamic nucleus stimulation on parkinsonian dysarthria and speech intelligibility. Journal of Neurology, 251, Skodda, S., (2012). Effect of deep brain stimulation on speech performance in Parkinson's disease. Parkinson's Disease, 2011, Toft, M., & Dietrichs, E., (2011). Aggravated stuttering following subthalamic deep brain stimulation in Parkinson's disease-two cases. BMC Neurology, 8, 11: 44. Törnqvist, A. L., Schalén, L., & Rehncrona. S., (2005). Effects of different electrical parameter settings on the intelligibility of speech in patients with Parkinson's disease treated with subthalamic deep brain stimulation. Movement Disorders, 20, Tripoliti, E., Zrinzo, L., Martinez-Torres, I., Tisch, S., Frost, E., Borrell, E., Hariz M. I., & Limousin, P., (2008). Effects of contact location and voltage amplitude on speech and

특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 253 movement in bilateral subthalamic nucleus deep brain stimulation. Movement Disorders, 23, 2377-2383. Tripoliti, E., Zrinzo, L., Martinez-Torres, I., Frost, E.

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18 ~ 254 재활복지제 18 권제 4 호 ABSTRACT Speech Evaluation Tasks Related to Subthalamic Nucleus Deep Brain Stimulation in Idiopathic Parkinson's Disease: A Review Kim, Sun Woo (Assistant Professor, Department of Speech & Language Habilitation, Daelim University College, Graduate Program in Speech and Language Pathology Yonsei University) Kim, Hyang Hee (Professor, Graduate Program in Speech & Language Pathology, Department of Rehabilitation Medicine, Yonsei University College of Medicine) Idiopathic Parkinson disease(ipd) is an neurodegenerative disease caused by the loss of dopamine cells in the substantia nigra, a region of midbrain. Its major symptoms are muscular rigidity, bradykinesia, resting tremor, and postural instability. An estimated 70~90% of patients with IPD also have hypokinetic dysarthria. Subthalamic nucleus deep brain stimulation (STN-DBS) has been reported to be successful in relieving the core motor symptoms of IPD in the advanced stages of the disease. However, data on the effects of STN-DBS on speech performance are inconsistent. A medline literature search was done to retrieve articles published from 1987 to The results were narrowed down to focus on speech performance under STN-DBS based perceptual, acoustic, and/or aerodynamic analyses. Among the 32 publications which dealt with speech performance after STN-DBS indicated improvement(42%), deterioration(29%), mixed results(26%), or no change(3%). The most favorite method was found to be based upon acoustic analysis by using a vowel prolongation and Unified Parkinson s Disease Rating Scale(UPDRS). For the purpose of verifying the effect of the STN-DBS, speech evaluation should be undertaken on all speech components such as articulation, resonance, phonation, respiration, and prosody by using a contextual speech task.

19 특발성파킨슨병의시상밑부핵심부뇌자극술관련말평가과제에대한문헌연구 255 Key words:idiopathic Parkinson disease, deep brain stimulation, subthalamic nucleus, hypokinetic dysarthria, speech [ : : : ]

의학강좌 백선하

의학강좌 백선하 Continuing Education Column Sun Ha Paek, MD Department of Neurosurgery, Seoul National University College of Medicine E mail : paeksh@snu.ac.kr J Korean Med Assoc 2008; 51(2): 158-167 Abstract Parkinson