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애리 현
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1 = 증례보고 = 심한기계성위눈꺼풀처짐을유발한눈물샘눈꺼풀엽의거대다형성샘종 1 예 대한안과학회지 2011 년제 52 권제 2 호 J Korean Ophthalmol Soc 2011;52(2): pissn: eissn: DOI : /jkos 정병주 조양경 나태윤 가톨릭대학교의과대학성빈센트병원안과학교실 목적 : 심한기계성위눈꺼풀처짐을유발하여심각한시야장애를일으킨눈물샘눈꺼풀엽에생긴거대한다형성샘종의예를경험하고종양을성공적으로제거하였기에이를국내최초로보고하고자한다. 증례요약 : 82 세남자환자가약 10 여년전부터서서히커지기시작하여심한위눈꺼풀처짐을일으킨좌안위눈꺼풀의거대종괴를주소로내원하였다. 수술전검사한안와전산화단층촬영에서혈관종으로의심되는 cm 크기의커다란종괴가관찰되었으며, 쌍꺼풀선피부절개를통하여종괴를완전적출하였다. 술후종괴의병리조직검사결과에서는눈물샘의다형성샘종이확인되었다. 술후위눈꺼풀처짐은완전히회복되었으며, 6 개월까지의경과관찰중눈물분비의이상이나종양의재발소견은나타나지않고있다. 결론 : 눈물샘눈꺼풀엽에생긴거대한다형성샘종을쌍꺼풀선피부절개를통하여성공적으로제거하고심한기계성위눈꺼풀처짐을교정할수있었기에보고하는바이다. < 대한안과학회지 2011;52(2): > 눈물샘의종양은전체안와종양중차지하는빈도가 10% 미만정도로드문편인데, 1 이중약반은상피성기원종양이고나머지반은림프증식성종양인것으로알려져있다. 상피성기원종양중에서는약반이양성종양이고, 나머지반이악성종양인데, 양성종양중가장흔한것이다형성샘종이며, 상피성기원종양의반을차지한다. 2 눈물샘의다형성샘종은대부분눈물샘안와엽에서발생하며, 반면그빈도가매우드물지만종양이눈물샘의눈꺼풀엽에서발생할경우결막혹은눈꺼풀쪽으로성장하여대개안구돌출등의증상없이눈꺼풀부종이나종괴또는결막충혈이나부종등의증상을나타낸다. 3,4 저자들은심한기계성위눈꺼풀처짐을유발하여심각한시야장애를일으킨눈물샘눈꺼풀엽에생긴거대한다형성샘종의예를경험하고종양을성공적으로제거하였기에이를국내최초로보고하고자한다. 접수일 : 2010년 6월 10일 게재허가일 : 2010년 11월 25일 증례보고 82 세남자환자가약 10 여년전부터서서히커지기시 심사통과일 : 2010 년 9 월 18 일 책임저자 : 나태윤경기도수원시팔달구지동 93-6 가톨릭대학교성빈센트병원안과 Tel: , Fax: laty@catholic.ac.kr 작한좌안위눈꺼풀의거대종괴로인한심한위눈꺼풀처짐을주소로내원하였다. 내원당시환자의눈꺼풀각막반사거리는우안은 3 mm, 좌안은 -2 mm였고, 심한기계성위눈꺼풀처짐으로좌안시야는모두가려져있었으며, 처진눈꺼풀을들어올리고나서야시력을측정할수있었다. 좌측위눈꺼풀에 cm 크기의둥근종괴가위눈꺼풀가쪽에있었고, 피부쪽으로심하게융기되어있었다. 약간의유동성이있는중등도경도의둥근종괴였으며, 압통이나발적등의소견은관찰되지않았다. 환자의시력과안압, 안구운동검사는모두정상이었으며, 전안부및안저검사에서도특이소견은없었다 (Fig. 1). 수술전안와전산화단층촬영에서안구의상외측에서약한조영증강과경계가명확한 cm 크기의종양이관찰되었으며, 혈관종으로판독되었다 (Fig. 2). 국소마취하에쌍꺼풀선을따라중앙과가쪽눈꺼풀피부에절개를가하자안와사이막과눈꺼풀올림근널힘줄로여겨지는, 종괴에의해늘어난얇아진조직이나타났으며, 종괴의눈꺼풀판쪽하단부에서다시한번절개를가하자, 주변안와조직과구분이잘되는피막에싸인종괴가드러났다 (Fig. 3). 조심스럽게박리를진행하여종괴를주변조직과완전히분리한후, 피막의손상없이완전적출하였으며, 절개한가쪽눈꺼풀올림근널힘줄과눈꺼풀피부는종괴제거후늘어진부분이많이있어반대쪽눈의위눈꺼풀테높이와대칭이되도록조정을하면서절제하고아래쪽의위눈꺼풀 241

- 대한안과학회지 2011년 제 52 권 제 2 호 - Figure 1.

causing severe mechanical ptosis. Figure 2.

0 cm sized, round, demarcated huge mass protruding to

() The mass is contrast enhanced and at first,

() Through upper lid crease incision and dissection,

() The removed mass was well encapsulated and round

2 - 대한안과학회지 2011년 제 52 권 제 2 호 - Figure 1. Photographs show a huge protruding upper lid mass causing severe mechanical ptosis. Figure 2. () Orbit CT shows a cm sized, round, demarcated huge mass protruding to the upper lid. () The mass is contrast enhanced and at first, radiological impression was hemangioma. Figure 3. () Through upper lid crease incision and dissection, almost totally exposed mass was seen. () The removed mass was well encapsulated and round firm shaped and cm in size. 판과 쌍꺼풀선 절개 아래쪽 피부에 각각 봉합하였다. 적출 둘러싸인 둥근 형태를 취하고 있었다(Fig. 3). 술 후 종괴 된 종괴는 cm의 크기로 회백색의 피막에 잘 의 병리조직검사 결과 관 또는 샘 모양의 구조를 만드는 원 242

- 정병주 외 : 눈물샘의 거대 다형성 샘종 - Figure 4. () Histopathologic finding shows numerous tubular or glandular structures embedded in myxoid stroma (hematoxylineosin, 40).

Scattered spindle cells in myxoid stroma are also seen (hematoxylin-eosin, 400). 있다.

3,4,12 임상적으로 안와엽에서 생긴 다형성 샘종은 보통 수개월에서 1년 이상 의 기간에 걸쳐 위눈꺼풀의 상외측에서 별다른 증상 없이 Figure 5.

3 - 정병주 외 : 눈물샘의 거대 다형성 샘종 - Figure 4. () Histopathologic finding shows numerous tubular or glandular structures embedded in myxoid stroma (hematoxylineosin, 40). () The tubules are lined by two layers of cells. The inner layer has columnar epithelial cells with eosinophilic cytoplasm, and the outer layer is made up of myoepithelial cells. Scattered spindle cells in myxoid stroma are also seen (hematoxylin-eosin, 400). 있다.6-9 눈물샘의 다형성 샘종은 주로 30~40대에서 호발 하며, 여자보다 남자에서 조금 더 높은 발생 빈도를 보이는 10,11 것으로 알려져 있는데, 대부분 안와엽에서 발생하며 눈 꺼풀엽에서 발생하는 경우는 매우 드물다.3,4,12 임상적으로 안와엽에서 생긴 다형성 샘종은 보통 수개월에서 1년 이상 의 기간에 걸쳐 위눈꺼풀의 상외측에서 별다른 증상 없이 Figure 5. Photograph of the patient at postoperative 1 month shows completely removed upper lid mass and resolved preoperative severe mechanical ptosis. 서서히 커지는 종괴로 만져지면서 발견된다. 이 때 눈물샘 의 종양이 어느 정도 커질 경우 일반적인 안와 종양에서와 마찬가지로 안구돌출과 전위 증상을 일으킬 수 있는데, 보 통 안구 뒤편으로 자라 들어가 안구돌출과 안구의 하내측 주상피세포와 점액 성분의 바탕질로 이루어진 다형성 샘종 편위를 유발하며,10 때로 눈물샘오목을 확장시키기도 한 의 전형적인 소견이 나왔다(Fig. 4). 술 후 위눈꺼풀처짐은 다. 완전히 회복되어 좌안 눈꺼풀각막반사거리는 3 mm로 양안 발생하는 경우에는 안구 앞쪽으로 자라면서 초기에 눈꺼풀 이 동일하게 되고 시야 장애는 없어졌으며, 술 후 6개월 간 혹은 결막 부종 등의 증상을 일으키고 빨리 발견되기도 하 의 경과 관찰 중 눈물 분비의 이상이나 종양의 재발 소견은 는데, 없었다(Fig. 5). 지 않는다.3,4,12 한편 종양의 발생부위와 관계없이 종괴의 11 반면, 그 발생 빈도가 드물지만 종양이 눈꺼풀엽에서 12,13 이 때 안구돌출과 편위, 뼈 조직의 변형 등은 생기 급속한 성장은 악성 변화를 암시한다.14,15 본 증례에서도 눈 고 찰 물샘 눈꺼풀엽에 생긴 종양이 오랜 기간에 걸쳐 눈꺼풀 쪽 으로 자라 매우 심한 위눈꺼풀처짐을 일으켰는데, 아직까지 다형성 샘종은 주로 침샘에서 많이 발생하는 양성 종양 눈물샘 눈꺼풀엽에 생긴 거대한 크기의 다형성 샘종이 외 으로 90% 이상은 귀밑 침샘에서 생기나 다른 부위의 침샘 국에서는 보고가 있었지만, 국내에 보고는 없었다. 눈꺼풀 이나 구개, 기관지, 눈꺼풀, 눈물샘 등 샘 조직이 있는 부위 엽의 다형성 샘종은 임상적으로 눈꺼풀의 림프종, 염증성 라면 두부 또는 경부의 어디에서나 발생할 수 있다. 그러나 가성종양, 유피낭종, 눈물샘관 낭종, 산립종 등과 혼동되기 전체 다형성 샘종 중 매우 적은 약 0.5~1% 정도만이 눈물 쉬우므로 이들과의 감별이 필요하다. 샘에서 발생하며, 전체 눈물샘 병변 중에서는 10% 정도를 의 경우 안와전산화단층촬영에서 눈꺼풀 쪽에 위치한 종양 차지한다.5 눈물샘의 다형성 샘종은 눈물샘 조직이 있는 곳 의 거대한 크기와 조영 증강 소견 등으로 인하여 처음에는 이라면 어디에서든 발생할 수 있어 이소성 눈물샘(ectopic 혈관종으로 잘못 판독되기도 하였다. lacrimal gland)이나 부눈물샘에서 발생한 예도 보고된 바 13,16-18 실제로 이 환자 다형성 샘종은 잠재적으로 악성 변화의 가능성이 있으므 243

4 - 대한안과학회지 2011 년제 52 권제 2 호 - 로다형성샘종이의심되는경우피막을손상시키지않고종양을완전히적출해내는것이중요하다. 불완전한종양의제거와절개생검은종양세포를주위조직으로퍼지게하고재발과악성화의빈도를높일수있으므로금해야한다. 14,15 종양을제거하는방법은종양의위치에따라다른데, 종양이안와엽에서발생하여안와내측깊숙이위치한경우에는외측안와절개술과두개절개술등의방법으로접근할수있고, 19,20 종양이눈꺼풀엽에서발생하여안와앞쪽이나눈꺼풀쪽에위치한경우에는쌍꺼풀선절개혹은결막경유접근법을이용할수있다. 3,4,12 저자들은눈물샘눈꺼풀엽에생긴거대한다형성샘종을쌍꺼풀선피부절개를통하여성공적으로제거하고심한기계성위눈꺼풀처짐을교정할수있었기에보고하는바이다. 참고문헌 1) Shields J, Shields CL, Scartozzi R. Survey of 1264 patients with orbital tumors and simulating lesions: The 2002 Montgomery Lecture, part 1. Ophthalmology 2004;111: ) lbert DM, Jakobiec F. Principle and practice of ophthalmology, 1st ed. Philadelphia: W.. Saunder company, 1994; ) Murphy M, Rodrigues MM. enign mixed tumor of the (palpebral) lacrimal gland presenting as a nodular eyelid lesion. m J Ophthalmol 1974;77: ) uran J, Jakobiec F, Krebs W. enign mixed tumor of the palpebral lobe of the lacrimal gland. Clinical diagnosis and appropriate surgical management. Ophthalmology 1988;95: ) Shields CL, Shields J, Eagle RC, Rathmell JP. Clinicopathologic review of 142 cases of lacrimal gland lesions. Ophthalmology 1989;96: ) Mindlin, Lamberts D, arsky D. Mixed lacrimal gland tumor arising from ectopic lacrimal gland tissue in the orbit. J Pediatr Ophthalmol 1977;14: ) Mueller EC, orit. berrant lacrimal gland and pleomorphic adenoma within the muscle cone. nn Ophthalmol 1979;11: ) Kim NJ, Choung HK, Khwarg SI. enign mixed tumor arising from an accessory lacrimal gland in the inferior palpebral conjunctiva. J Korean Ophthalmol Soc 2006;47: ) Shin KS, Kim YD, Lee HK. case of benign mixed tumor presenting as a nodular eyelid lesion. J Korean Ophthalmol Soc 1991;32: ) Wright JE, Stewart W, Krohel G. Clinical presentation and management of lacrimal gland tumours. r J Ophthalmol 1979;63: ) Ni C, Cheng SC, Dryja TP, Cheng TY. Lacrimal gland tumors: a clinicopathological analysis of 160 cases. Int Ophthalmol Clin 1982;22: ) Parks SL, Glover T. enign mixed tumors arising in the palpebral lobe of the lacrimal gland. Ophthalmology 1990;97: ) Rose GE, Wright JE. Pleomorphic adenoma of the lacrimal gland. r J Ophthalmol 1992;76: ) Shields J, Shields CL. Malignant transformation of presumed pleomorphic adenoma of lacrimal gland after 60 years. rch Ophthalmol 1987;105: ) Jung CK, Kim SM, Lee JY, Chung SK. Malignant change of pleomorphic adenoma. J Korean Ophthalmol Soc 1997;38: ) Jakobiec F, onanno P, Sigelman J. Conjunctival adnexal cysts and dermoids. rch Ophthalmol 1978;96: ) Hornblass, Herschorn J. Lacrimal gland duct cysts. Ophthalmic Surg 1985;16: ) Ramlee N, Ramli N, Tajudin LS. Pleomorphic adenoma in the palpebral lobe of the lacrimal gland misdiagnosed as chalazion. Orbit 2007;26: ) Park G, Cho KR, Chung YS. case of pleomorphic adenoma (mixed tumor) in lacrimal gland. J Korean Ophthalmol Soc 1981; 22: ) Kim HK, Kim HS, Cho NC. Transcranial approach for removal of pleomorphic adenoma of lacrimal gland. J Korean Ophthalmol Soc 1998;39:

5 - 정병주외 : 눈물샘의거대다형성샘종 - =STRCT= Giant Pleomorphic denoma of Lacrimal Gland Involving the Palpebral Lobe Causing Severe Mechanical Ptosis yung Ju Jung, MD, Yang Kyeung Cho, MD, PhD, Tae Yoon La, MD, PhD Department of Ophthalmology, St. Vincent's Hospital, The Catholic University of Korea School of Medicine, Seoul, Korea Purpose: To report a rare case of giant pleomorphic adenoma of the lacrimal gland involving the palpebral lobe causing severe mechanical ptosis and visual field defect, which was removed successfully. Case Summary: n 82-year-old man visited our clinic with a large protruding mass on his left upper lid that had grown for approximately 10 years causing severe ptosis. Preoperative orbital CT showed a cm sized large mass which was suspicious of hemangioma. The mass was completely excised through a lid crease incision. The histopathologic examination showed typical findings of pleomorphic adenoma. fter the surgery, preoperative mechanical ptosis was completely resolved and during the 6 months of follow-up, there was no abnormality of tear secretion and evidence of tumor recurrence. Conclusions: The authors experienced a rare case of giant pleomorphic adenoma of the lacrimal gland involving the palpebral lobe and resolved mechanical ptosis by complete removal of the tumor through a lid crease incision. J Korean Ophthalmol Soc 2011;52(2): Key Words: Giant pleomorphic adenoma, Lacrimal gland palpebral lobe, Mechanical ptosis ddress reprint requests to Tae Yoon La, MD, PhD Department of Ophthalmology, St. Vincent's Hospital #93-6 Ji-dong, Paldal-gu, Suwon , Korea Tel: , Fax: , laty@catholic.ac.kr 245

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<31382D30342D313528C0B1B0E6C3B62DC1A4C7F6C8A E687770> 대한안과학회지 2013 년제 54 권제 10 호 J Korean Ophthalmol Soc 2013;54(10):1594-1598 pissn: 0378-6471 eissn: 2092-9374 http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2013.54.10.1594 = 증례보고 = 아래눈꺼풀의이소성눈물샘에서발생한다형성샘종 1 예 정현호 오한진 윤경철