臨床耳鼻 : 第 31 卷第 2 號 2020 J Clinical Otolaryngol 2020;31: 증례 구강설부에발생한신경초종 1 례 부산대학교병원이비인후과, 1 양산부산대

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단비 금
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1 臨床耳鼻 : 第 31 卷第 2 號 증례 구강설부에발생한신경초종 1 례 부산대학교병원이비인후과, 1 양산부산대학교병원이비인후과 2 천용일 1 신성찬 1 이병주 1 권현근 2 Schwannoma in the Oral Tongue : Case Report with Review of Literature Yong-Il Cheon, MD 1, Sung-Chan Shin, MD, PhD 1, yung-joo Lee, MD, PhD 1, and Hyun-Keun Kwon, MD 2 1 Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Pusan National University Hospital, usan; and 2 Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Pusan National University Yangsan Hospital, Yangsan, Korea - STRCT - Schwannomas are benign, encapsulated and solitary masses originating from Schwann cells in the peripheral nerve sheath. Tumors grow slowly and develop about 25 to 40% of schwannomas in the head and neck area. Oral schwannoma occurs mostly on the tongue and can also occur in palate, buccal, mouth floor, gingiva and other oral mucosa. Schwannomas are usually treated by complete excision. 21-year-old female patient with asymptomatic swelling on the tip of the tongue visited our hospital. Here, we report a case of schwannoma of the oral tongue with the review of literature. () KEY WORDS: Schwannoma Oral cavity Tongue. 서론 신경초종 (schwannoma) 은단발성으로잘생기는피막화된 (encapsulated) 신경초 (nerve sheath) 의 Schwann 세포 (Schwann cell) 에서기원하는양성종양이다. 정확한유병률은알려져있지않지만, 전체신경초종의약 25~45% 가두경부영역에서발생하며, 이중 1~12% 는구강내에서발생한다고보고되었다. 1) 구강에서는혀에서가장흔하게생기며, 입천장, 구강저, 협측점막, 잇몸, 입술등에도발생할수있다. 2) 신경초종은일반적으로 30~40대사이에잘발생하며, 성별이나인종에따른발생률의차이는없는것으로알려져있다. 3) 종양은단독으로느리게성장하며, 표면이매끄러운덩어리로나타나는데, 대부분증상이없지만통증과불편을유발할수도있으며, 증상의강도는종양의위치와크기에따라결정된다. 일반적인치료는외과적절제이며, 수술후재발률은낮고악성변화는드문편이다. 이에저자들은 21세여성에서혀의앞부분에발생한무통성신경초종을외과적절제로치료한증례를경험하여문헌고찰과함께보고자한다. 증례 21 세여자환자로약 1 년전부터발생한구강혀의부 논문접수일 : 2020 년 10 월 7 일 / 논문수정일 : 2020 년 11 월 9 일 / 심사완료일 : 2020 년 11 월 27 일교신저자 : 권현근, 경상남도양산시물금읍금오로 20, 양산부산대학교병원이비인후과전화 : (055) 전송 : (055) kwon-h-g@hanmail.net 281

종으로외부병원에서컴퓨터전산화단층촬영 (computed tomography, CT) 검사및초음파검사 (ultrasonography) 를시행후의뢰되었다. 과거력상특이사항은없었으며, 부종으로인한이물감이외에통증이나미각이상등불편감은없다고하였다. 처음발견당시와비교하였을때크기변화는없었다고하며, 구강진찰상구강혀의끝에서약간우측으로치우쳐있는약 1.

초음파검사상경계가좋으며, 내부는비균질한저에코성음영에후방음영이강조된타원형종물이확인되었다 (Fig. 1). 임상적으로양성종물이의심되었고, 혀의표면에서깊은부위에위치하여조직검사를하기어려운상태로판단하여추가적인자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 이나조직검사없이진단및치료목적으로수술하기로결정하였다.

2 종으로외부병원에서컴퓨터전산화단층촬영 (computed tomography, CT) 검사및초음파검사 (ultrasonography) 를시행후의뢰되었다. 과거력상특이사항은없었으며, 부종으로인한이물감이외에통증이나미각이상등불편감은없다고하였다. 처음발견당시와비교하였을때크기변화는없었다고하며, 구강진찰상구강혀의끝에서약간우측으로치우쳐있는약 1.5 cm 크기의종물이관찰되었다. 촉지하였을때압통은없었고, 경계는비교적명확한형태의종물이었다. 외부에서촬영한 CT 검사에서는특이소견이관찰되지않았으며 (Fig. 1), 초음파검사상경계가좋으며, 내부는비균질한저에코성음영에후방음영이강조된타원형종물이확인되었다 (Fig. 1). 임상적으로양성종물이의심되었고, 혀의표면에서깊은부위에위치하여조직검사를하기어려운상태로판단하여추가적인자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 이나조직검사없이진단및치료목적으로수술하기로결정하였다. 수술은전신마취로진행하였으며, 수술전국소소견은다음과같다 (Fig. 2). 종물이혀의끝에위치하였기때문에양쪽측방향으로봉합 (stay suture) 하여구강외부로견인하였으며단극성소작기 (monopolar cautery) 및 sharp mosquito 등기구를이용하여조심스럽게박 리하였다. 종물은주위조직과는유착이심하지않고잘분리되어종물만적출 (enucleation) 하였다. 수술장에서확인된종물의크기는 cm 이었고, 표면은매끈하였으나형태는불규칙한모양이었다 (Fig. 2). 잔여조직이있는지를확인하고, 지혈한후봉합하고수술을종료하였다. 병리과에요청하여시행한 H & E 염색 (Haemotoxylin & Eosin staining) 에서세포의밀집도가높고늘어진슈반세포로구성된 ntoni 형과상대적으로밀집도가낮고느슨한형태의 ntoni 형이관찰되어신경초종으로진단할수있었다 (Fig. 3). 술후감각이상이나부종등합병증은없었으며, 술후 1개월째혀의점막은정상화되어수술의흔적이관찰되지않을정도로완치되었고, 술후 3년째재발없이외래경과관찰중이다. 고찰 신경초종의병인은명확하지않지만, 뇌신경, 말초신경, 교감신경을둘러싸고있는신경막의 Schwann 세포에서기원하는것으로알려져있다. 4,5) 두경부영역에서흔하게발생하는데, 이중구강내신경초종은혀에서가장흔하며, 구개, 구강저, 협부점막, 잇몸, 입술등에 F ig. 1. Preoperative radiologic findings. : Preoperative contrast enhanced neck CT axial view. No definite mass was observed at the tip of the tongue on CT. : Ultrasonographic image. Encapsulated and several lobulated hypoechoic mass was visible. Posterior acoustic enhancement is also observed. 282

천용일외 : 구강설부에발생한신경초종 1 례 Fig. 2. Intraoperative imaging. : Preoperative local finding.

The mass was completely removed and showed irregular lobulated shape. Fig. 3. Histologic findings. : ntoni area.

서도발생할수있다. 6) 종양은서서히자라기때문에발견되기오래전부터생겼을가능성이높으며, 혀의신경초종의발생률은성별과는무관하지만 30~40 대에호발한다는보고도있고, 나이에따른차이를보이지않는다는문헌도있다. 7,8) 일반적으로평균 2.

혀의심부나기저부에발생하였다면더커진상태에서병원을방문했을가능성이높다고볼수있다. CT 검사에서는경계가명확한균질성병변으로나타나며, 만일비균질성병변이관찰된다면악성변화를의 심해볼수있다. 8,9) MR 검사는 CT 검사보다혀의신경초종진단에도움이된다.

3 천용일외 : 구강설부에발생한신경초종 1 례 Fig. 2. Intraoperative imaging. : Preoperative local finding. relatively rounded mass was identified at the tip of the tongue. : Postoperative surgical specimen. The mass was completely removed and showed irregular lobulated shape. Fig. 3. Histologic findings. : ntoni area. Highly cellular dense and palisading nuclear arrangement was seen. (blue arrow) : ntoni area. Loosely arranged hypocellular region. (H&E stain, 100). 서도발생할수있다. 6) 종양은서서히자라기때문에발견되기오래전부터생겼을가능성이높으며, 혀의신경초종의발생률은성별과는무관하지만 30~40 대에호발한다는보고도있고, 나이에따른차이를보이지않는다는문헌도있다. 7,8) 일반적으로평균 2.4 cm 크기의무통성종물로혀의어느부위에서나별견되며, 크기가 3.0 cm보다커지면연하장애, 통증, 발성장애, 음성변화를호소할수있다. 8) 본증례에서는조직검사결과, 1.8 cm 크기로측정되었고, 환자는혀의끝에발생하였기에이물감이외에다른증상없이내원하였다. 혀의심부나기저부에발생하였다면더커진상태에서병원을방문했을가능성이높다고볼수있다. CT 검사에서는경계가명확한균질성병변으로나타나며, 만일비균질성병변이관찰된다면악성변화를의 심해볼수있다. 8,9) MR 검사는 CT 검사보다혀의신경초종진단에도움이된다. T1 강조영상 (T1 weighted image, T1WI) 에서는근육과비슷한강도의신호를보이고, T2 강조영상 (T2 weighted image, T2WI) 에서는고신호강도로나타나는데, 10,11) MR 검사를통해병변의크기를더정확하게알수있고, 주변구조물과의관계를확인할수있다. 본증례의경우 CT 검사에서는이상소견이관찰되지않았고, 초음파검사에서종물이확인되어의뢰되었다. 초진당시혈관종이의심되어정밀한평가위해의뢰되었는데, 신경초종의경우임상적으로다른피막으로둘러싸인양성종물과감별하기어려우며, 조직검사를통해최종진단이내려질수있다. 일반적으로신경초종과감별해야할질환으로는섬유종, 림프관종, 혈관종, 점액낭종, 지방종, 선종, 타액선종 283

4 양및설기저부에서발생하였을경우갑상설낭종등이있다. 7,11) 두경부영역의신경초종에서악성변화는 8~10% 로보고되었다. 12) 일반적으로신경초종은악성변화를하지않지만, 두경부영역에서는보고된적이있으며, 혀에서는 1례가보고되었다. 1,2,13) 조직학적으로신경초종은피막화되어있으며, 피막아래로 ntoni type 와 라는두가지특징적인소견이관찰된다. ntoni type 는울타리모양 (palisading pattern) 의핵형을가진치밀한슈반세포가치밀하게배열된것이특징적이며, ntoni type 는느슨하게배열된세망조직에서세포의다형태성이표현된다. 이들두가지형태는대부분의신경초종에서발견되지만재발이나악성변화와는관계가없다. 14) 신경초종은방사선치료에반응하지않으므로일반적으로침범한신경과함께외과적으로절제하는것이추천된다. 14,15) 구강에발생한신경초종은경구강접근법이가장많이사용되는수술방법이며, 최근에는설기저부신경초종의치료를위해경구강로봇수술 (transoral robotic surgery) 이나 CO 2 레이저를이용한절제술을이용하기도한다. 1,3) 설부에발생한신경초종중약 14.6% 가설기저부에발생하며, 크기가 4.0 cm보다크거나설기저부후측면에위치한경우과거에는하악절개 (mandibulotomy), 구순절개 (lip splitting) 를통한접근또는경부접근 (cervical) 을통한개방적접근법이사용되기도하였으나, 앞서언급한바와같이크기가크거나접근이어려운경우로봇수술이나레이저수술을고려해볼수있다 ) 설기저부에발생한신경초종은대부분크기가작을때는증상이없다가일정이상커지면이물감, 코골이, 삼킴불편감, 혀의감각이상, 구음장애및출혈, 통증등을유발할수있으나수술의적응증에관하여는아직정립된바가없다. 20) 종물이큰경우, 일반적인전신마취가어려워기관지내시경유도하에각성된상태에서비기관삽관 (nasotracheal intubation) 을시도하거나기관절개술이필요한경우도있으므로술전평가가중요하다. 완전절제술후에재발은드물지만불완전절제시재발할수있으므로주의가필요하다. 중심단어 : 신경초종, 구강, 혀. 본연구는 2019 년도양산부산대학교병원임상연구비지원으로 이루어졌음. REFERENCES 1) Cohen M, Wang M. Schwannoma of the tongue: two case reports and review of the literature. Eur rch Otorhinolaryngol 2009;266(11): ) Moreno-Garcia C, Pons-Garcia M, Gonzalez-Garcia R, Monje-Gil F. Schwannoma of tongue. J Maxillofac Oral Surg 2014;13(2): ) Lira R, Goncalves Filho J, Carvalho G, Pinto C, Kowalski LP. Lingual schwannoma: case report and review of the literature. cta Otorhinolaryngol Ital 2013;33(2): ) rda HN, kdogan O, rda N, Sarikaya Y. n unusual site for an intraoral schwannoma: a case report. m J Otolaryngol 2003;24(5): ) Hsu YC, Hwang CF, Hsu RF, Kuo FY, Chien CY. Schwannoma (neurilemmoma) of the tongue. cta Otolaryngol 2006;126(8): ) Lopez JI, allestin C. Intraoral schwannoma. clinicopathologic and immunohistochemical study of nine cases. rch nat Cytol Pathol 1993;41(1): ) hola N, Jadhav, orle R, Khemka G, hutekar U, Kumar S. Schwannoma of the tongue in a paediatric patient: a case report and 20-year review. Case Rep Dent 2014;2014: ) Lee EY, Kim JJ, Seok H, Lee JY. Schwannoma of the tongue: a case report with review of literature. Maxillofac Plast Reconstr Surg 2017;39(1):17. 9) Cohen LM, Schwartz M, Rockoff SD. enign schwannomas: pathologic basis for CT inhomogeneities. JR m J Roentgenol 1986;147(1): ) La'porte SJ, Juttla JK, Lingam RK. Imaging the floor of the mouth and the sublingual space. Radiographics 2011;31(5): ) Weber L, Montandon C, Robson CD. Neurogenic tumors of the neck. Radiol Clin North m 2000;38(5): ) Enoz M, Suoglu Y, Ilhan R. Lingual schwannoma. J Cancer Res Ther 2006;2(2): ) Dreher, Gutmann R, Grevers G. Extracranial schwannoma of the ENT region. Review of the literature with a case report of benign schwannoma of the base of the tongue. HNO 1997;45(6): ) Park SY, Min JH, Park SJ, Ryu JW. Two cases of neurilemmoma of the cervical vagus nerve including intracapsular enucleation of nerve preservation. Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2001;44(12): ) Kim MS, Kim YH, Jung HJ, Hong WP. case of neurilemmoma of the posterior wall of the hypopharynx. Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 1998;41(2): ) de ree R, Westerveld GJ, Smeele LE. Submandibular approach for excision of a large schwannoma in the base of the tongue. Eur rch Otorhinolaryngol 2000;257(5): ) George N, Wagh M, alagopal PG, Gupta S, Sukumaran 284

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(49-54)Kjhps004.hwp Biliary Cystadenoma and Cystadenocarcinoma of the Liver Jae Hoon Lee, M.D., Dong Ho Choi, M.D. 1, Kyeong Geun Lee, M.D., Hwon Kyum Park M.D. and Kwang Soo Lee, M.D. Department of Surgery, College of Medicine,