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1 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 2007 유지혈액투석환자에서발생한자발성종격동출혈 1 예 중앙대학교의과대학내과학교실 김도형 김선민 유수정 오동진 유석희 =Abstract= A case of spontaneous mediastinal hemorrhage in a patient on chronic hemodialysis Do-Hyoung Kim, M.D., Sun-Min Kim, M.D., Soo-Jeong Yu, M.D., Dong-Jin Oh, M.D. and Suk-Hee Yu, M.D., Department of Internal Medicine, College of Medicine, Chung-Ang University, Seoul, Korea Spontaneous hemorrhage occurring in various parts of the body in patients receiving chronic hemodialysis has been reported. However, there are only a few reported cases of spontaneous mediastinal hemorrhage in such patients. We experienced a case of spontaneous mediastinal hemorrhage in a 58-year-old woman with chronic hemodialysis. She experienced the sudden onset of chest pain and dyspnea. The diagnosis was made by chest computed tomography. Her symptoms were relieved with conservative treatment and the mediastinal hemorrhage was completely absorbed after 8 months. We report this rare case of spontaneous mediastinal hemorrhage in chronic hemodialysis with a review of the literature.(korean J Med 73:S1012-S1016, 2007) Key Words : Hemorrhage, Mediastinum, Hemodialysis, Chronic renal failure 서론만성신부전의치료는혈액투석이나복막투석을이용한신대체요법과신이식이있다. 이중혈액투석은여러합병증을동반할수있으며급성합병증으로저혈압, 투석불균형증후군, 전해질이상, 발열, 출혈등과만성합병증으로는아밀로이드증과출혈등이다. 만성신부전환자에서출혈, 특히자발성출혈은혈소판기능저하와항응고제사용으로인해발생한다 8). 이러한자발성출혈은경미하게반상혹은자반상으로피부에나타나는경우가흔하며비출혈, 위장관출혈등도높은빈도로나타난다. 이외에도후복막강출혈 1), 경막하출혈 2), 복벽출혈 3), 신주위혈종 4), 혈흉 5) 등이발생하였다는 보고가있고, 드물지만자발성종격동출혈 (spontaneous mediastinal hemorrhage) 6, 7) 도보고된적이있다. 1981년 Ellison 등 6) 이만성신부전으로혈액투석중인환자에서발생한자발성종격동출혈 2예를처음보고한바있으며, 국내에서는 1997년박등 7) 이발표한 1예가있었다. 이에저자들은고혈압으로인한만성신부전으로혈액투석을받고있던환자에서발생한자발성종격동출혈 1예를경험하였기에보고하는바이다. 증례환자 : 이 굴, 여자, 58세주소 : 흉통현병력 : 상기환자는 1999년고혈압으로인한만성 Received : Accepted : Correspondence to : Suk-Hee Yu, M.D., Division of Nephrology, Department of Internal Medicine, Chung-Ang University Hospital, School of Medicine, Chung-Ang University, Heukseok-dong, Dongjak-gu, Seoul , Korea chinesepink@naver.com - S

2 - 김도형외 4 인 : 혈액투석환자의발생한자발성종격동출혈 - Figure 1. Normal findings on chest PA four months before admission. Figure 2. At admission, chest PA shows mediastinal widening. 신부전을진단받고, 1999년 12월동정맥루수술후 2000 년 2월부터주 2회혈액투석을시행하였다. 투석기는 Phoenix R (Gambro, Stockholm, Sweden) 를사용하였고, 투석막은 Polyflux S R (Gambro, Stockholm, Sweden) 를, 투석액은 bicarbonate (Hemo B R Dex 0.1, Gambro, Stockholm, Sweden) 를사용하였다. 헤파린은투석시작시초회용량으로 1000 IU을투여한후시간당 300 IU을정주하였다. 환자는특별한문제없이혈액투석을정기적으로시행하던중갑작스런흉통과호흡곤란을호소하여입원하였다. 증상이처음발생한것은내원 8일전으로투석을하지않는날이었으며, 내원 7일전혈액투석후단순흉부사진을촬영하였고, 종격동종괴가의심되어내원 3일전흉부전산화단층촬영을시행하고입원하였다. 입원당시환자는아스피린이나기타항혈소판제제는복용하지않는상태였고, 고혈압이있어 amlodipine 10 mg, prazocin 2 mg, lisinopril 20 mg을복용하면서투석직전혈압이 150/90 mmhg 정도로조절되었다. 과거력 : 고혈압이학적소견 : 내원당시환자는혈압 130/70 mmhg, 맥박 78회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온은 36.5 였고, 의식은명료하였으나급성병색을보였다. 결막의빈혈소견 이나공막의황달소견은관찰되지않았다. 경정맥은확장되지않았고경부부종은관찰되지않았다. 호흡음과심음은정상이었으며, 복부는진찰결과특이소견이없었다. 사지부종은관찰되지않았고, 신경학적으로이상증상이나징후는없었다. 검사실소견 : 말초혈액검사상혈색소 10.4 g/dl, 적혈구용적치 31.3%, 백혈구수 5,110/mm 3, 혈소판수 107,000/mm 3 이었다. 프로트롬빈시간 (prothrombin time) 11.7초 (activity 102.0%), 활성화부분트롬보플라스틴시간 (activated partial thromboplastin time, aptt) 39.7초 ( 참고치 31.8초 ), 출혈시간은 Duke method로 1분 ( 참고치 1~5분 ) 으로측정되었다. 혈청생화학검사상총단백 6.6 g/dl, 알부민 4.0 g/dl, 칼슘 10.7 mg/dl, 인 6.8 mg/ dl, 요산 4.9 mg/dl, 혈액요소질소 71 mg/dl, 크레아티닌 10.7 mg/dl, AST 60 IU/L, ALT 73 IU/L, Na meq/l, K meq/l, 크레아틴인산활성효소 (creatine phosphokinase, CK) 136 IU/L, CK-MB 2.36 ng/ml, Troponin-I 0.18 ng/ml 이었다. 심전도에서이상소견은없었으며, 심초음파검사상좌심실비대소견이관찰되었고, 심낭액은관찰되지않았다. 방사선소견 : 4개월전에촬영한단순흉부사진상특이소견은없었으나 ( 그림 1), 내원당시사진에서는우 - S

3 - 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 A B Figure 3. Chest CT shows a mass of approximately cm, which had a housefield unit of 20 on non-enhanced CT. This finding is compatible with a hemorrhage. Figure 4. Chest PA performed after 3 months shows improvement of mediastinal widening. Figure 5. After 8 months, chest PA shows normal finding. 측상부종격동비대소견이관찰되었다 ( 그림 2). 이의정확한진단을위해흉부전산화단층촬영을시행한결과우전종격동에 cm 크기의낭성종괴가관찰되었고, 이종괴는상행대동맥주변으로확장되어있었다. 흉수는관찰되지않았으며종괴내 hounsfield unit 는 20으로혈종을시사하는소견이었다 ( 그림 3). 치료및경과 : 입원후흉통과호흡곤란은소실되었 으며, 활력징후는안정적이었다. 단순흉부사진에서종괴의크기는변화가없었고, 혈액검사결과혈색소는감소되지않았다. 입원후 4일간경과를관찰하였으며투석중헤파린은사용하지않았고, 흉통, 호흡곤란등의증상이없었으며출혈소견이관찰되지않아퇴원후외래에서추적관찰하였다. 환자는 2004년 8월 14일부터 2004년 11월 13일까지 3 - S

4 - 김도형외 4 인 : 혈액투석환자의발생한자발성종격동출혈 - 개월간헤파린을사용하지않고투석을시행하였다. 그후혈류가유지되지않아헤파린을다시투여하였으며초회용량은사용하지않고유지용량만 250 IU/hr의속도로정주하였다. 단순흉부사진으로환자를지속적으로추적관찰하였고, 3개월후에는종괴의크기가감소하였으며 ( 그림 4), 2005년 4월 1일시행한단순흉부사진상이전에보이던우측상부종격동종괴가소실된것을확인할수있었다 ( 그림 5). 그후헤파린을증량하여현재는초회용량으로 1,000 IU, 유지용량으로 300 IU/hr 정주하며주 2회혈액투석중이다. 고찰만성신부전환자에서는출혈성경향이증가한다. 이러한출혈성경향의증가는혈소판의기능장애에의한것으로생각되며, 만성신부전환자에서흔히볼수있는빈혈, 부갑상선호르몬의상승, BUN과크레아티닌, 페놀산, 페놀등과같은혈장내대사산물의증가와도연관이있는것으로알려져있다 8). 출혈성경향은요독증의중등도와비례하지는않는것으로생각되며, 주로피부의반상출혈, 비출혈, 위장관출혈등의형태로나타나고후복막강출혈, 경막하출혈, 혈흉, 신주위혈종으로발생하기도한다 8). 이환자에서는드물게자발성출혈이종격동출혈의형태로발생하였다. 종격동출혈의증상은호흡곤란, 흉벽이나경부의부종과반상출혈, 연하곤란, 발성장애, 전흉부에국한된흉통, 빈맥, 경부의통증등으로나타난다. 이의원인으로는요독증에서의출혈경향외에도부갑상선선종 9), 흉선낭종등종격동내종양의합병증이나발작성기침, 격렬한구토후발생하는흉곽내압의일시적인상승을생각할수있다 10). 그외에도신혈관성고혈압에서혈압이상승하면서자발성종격동출혈이발생하였거나 11), 헤파린, 와파린등의항응고제를사용하면서발생하였다는보고가있다 12, 13). 본환자는갑작스런흉통과호흡곤란을호소하였으나다른증상은없었다. 내원당시촬영한단순흉부사진상종격동비대소견이관찰되었으며, 진단을위해흉부전산화단층촬영을시행하였다. 흉부전산화단층촬영상우전종격동에 cm 크기의낭성종괴가관찰되었고, 종괴내 hounsfield unit은 20으로측정되었다. 통상적으로 hounsfield unit은혈액이 40정도이며 30이상일경우에는급성출혈일가능성이크고, 시간이경과된출 혈일경우에는 20 전후의값을보인다. 이를근거로낭성종괴는혈종일가능성이크다고진단하였다. 흉부전산화단층촬영에서종격동출혈을유발할수있는다른원인인, 부갑상선선종이나종격동내종양은관찰되지않았으며흉선의이상소견도보이지않았다. 국내에서 1997년박등이처음보고한환자는경피적세침술로확진을하였으나, 이환자는입원당시활력징후가안정적이고종격종비대가더진행하지않아경피적흡인술은시행하지않았다. 이후 4일간의입원기간동안혈색소의변화는없었다. 이환자의경우 aptt가참고치보다 6.9 초연장되어있으나이소견이단독으로자발성출혈을유발하였다고보기는힘들다. 혈소판수도 107,000/mm 3 으로감소되어있으나출혈시간이정상이며 50,000/mm 3 이상만유지되면침습적검사도가능 14) 하므로출혈의원인이라고생각하기힘들다. 따라서종격동출혈을유발할가능성이있는다른원인을찾을수없어, 만성신부전으로인해출혈성경향이증가하면서자발성종격동출혈이발생하였을것으로생각하였다. 자발성종격동출혈은대부분출혈량이적고기도압박이나상대정맥폐쇄, 호흡곤란등의증상은드물어서대부분보존적치료로호전되며, 수술이필요한경우는거의없다. 본환자도투석중의헤파린사용을중단하고보존적치료를하였다. 지속적으로단순흉부사진을촬영하였고, 8개월후의단순흉부사진에서종격동종괴가소실된것을관찰할수있었다. 요약 저자들은만성신부전환자에서혈액투석중갑작스런흉통과호흡곤란을주소로내원한환자에서자발성종격동출혈을진단하였고보존적치료를하며혈액투석을유지하던중호전되었던환자 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 자발성종격동출혈, 혈액투석, 만성신부전 REFERENCES 1) Bhasin HK, Dana CL. Spontaneous retroperitoneal hemorrhage in chronically hemodialyzed patients. Nephron 22: , ) Tietjen DP, Moore J Jr, Gouge SF. Hemodialysisassociated acute subdural hematoma: interim manage- - S

5 - 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 ment with peritoneal dialysis. Am J Nephrol 7: , ) Makita Y, Tanaka H, Eguchi T, Onoyama K, Fujishima M. Spontaneous large intra-abdominal wall haematoma as a rare complication in a maintenance haemodialysis patient. Int Urol Nephrol 25: , ) Reiter WJ, Haitel A, Heinz-Peer G, Pycha A, Marberger M. Spontaneous nontraumatic rupture of a contracted kidney with subcapsular and perirenal hematoma in a patient receiving chronic hemodialysis. Urology 50: , ) 최지훈, 심혁, 이재훈, 이명수, 오석규, 김태현, 박병현, 안선호, 송주홍. 유지혈액투석환자에서발생한자발성혈흉 1 예. 대한신장학회지 21: , ) Ellison RT 3rd, Corrao WM, Fox MJ, Braman SS. Spontaneous mediastinal hemorrhage in patients on chronic hemodialysis. Ann Intern Med 95: , ) 박정영, 이희영, 강효승, 김우석, 이종영, 이명래, 변동일, 김형길. 말기신부전으로혈액투석중인환자에서발생한자발성종격동출혈 1 예. 대한신장학회지 16: , ) Couch P, Stumpf JL. Management of uremic bleeding. Clin Pharm 9: , ) Hotes LS, Barzilay J, Cloud LP, Rolla AR. Spontaneous hematoma of a parathyroid adenoma. Am J Med Sci 297: , ) Epstein AM, Klassen KP. Spontaneous superior mediastinal hemorrhage. J Thorac Cardiovasc Surg 39: , ) Culliford AT, Ginsberg GD, Lefleur RS, Acinapura AJ. Spontaneous mediastinal hemorrhage associated with renovascular hypertension. Arch Surg 112: , ) Mazziotti A, Bangash M, Maun JW. Spontaneous mediastinal hemorrhage secondary to oral anticoagulation. Tex Heart Inst J 13: , ) Farooq V, Hegarty J, Chandrasekar T, Lamerton EH, Mitra S, Houghton JB, Kalra PA, Waldek S, O'Donoghue DJ, Wood GN. Serious adverse incidents with the usage of low molecular weight heparins in patients with chronic kidney disease. Am J Kidney Dis 43: , ) Kasper DL, Braunwald E, Fauci AS, Hauser SL, Longo DL, Jameson JL. Harrison s principles of internal medicine. 16 th ed. p. 664, New York, Mcgraw- Hill, S

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