CASE REPORT 대한족부족관절학회지제 16 권제 4 호 2012 J Korean Foot Ankle Soc. Vol. 16. No. 4. pp , 2012 거골하관절에서발생한통풍성관절염을동반한골연골종 (1 예보고 ) 인제대학교의과대학부산백병원정형외과

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동직 강
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1 CSE REPORT 대한족부족관절학회지제 16 권제 4 호 2012 J Korean Foot nkle Soc. Vol. 16. No. 4. pp , 2012 인제대학교의과대학부산백병원정형외과 곽희철 김전교 Osteochondroma of Calcaneus with Gouty rthritis of the Subtalar Joint ( Case Report) Heui Chul Gwak, M.D., Jeon Gyo Kim, M.D. Department of Orthopedic Surgery, usan Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, usan, Korea =bstract= Osteochondroma, which is an osteocartilaginous exostosis, is essentially the most common primary bone tumor. These benign neoplasms are generally asymptomatic and have a relatively small potential for adverse effects. Calcaneal osteochondroma is rare, furthermore osteochondroma accompanying with gouty arthritis is very rare. lso, the subtalar joint is not a classic site of acute gout. In this report, we report the case of a patient who experienced an unusual calcaneal osteochondroma with undiagnosed gouty arthritis of the subtalar joint. Key Words: Calcaneal osteochondroma, Gout, Subtalar joint 서 론 인체에서발생하는가장흔한양성골종양은골연골종이다. 골연골종은일반적으로통증이없고양성골종양중약 45% 정도를차지한다. 1) 골연골종은장골의골단근처에서주로발생하며, 약 10% 경우만이수부와족부의작은뼈등에서발생한다. 1-3) 특히거골하관절에서골연골종이보고된경우는극히드물다. 2) 급성통풍성관절염은몸의어느관절에서나나타날 Received: October 2, 2012 Revised: October 30, 2012 ccepted: November 13, 2012 Corresponding uthor: Heui Chul Gwak, M.D. Department of Orthopedic Surgery, usan Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Gaegeum-dong, usanjin-gu, usan , Korea Tel: Fax: ghcortho@gmail.com 수있으며, 첫번째중족지관절이일반적으로잘발생하는위치로알려져있다. 4) 족부의다른관절들도첫번째중족지관절만큼흔하게진단되지는않으나급성통풍성관절염이발생할수도있으나, 거골하관절에서일어나는경우는매우드물게보고되고있다. 5) 본증례보고에서는족부의생역학적균형에중요한역할을하는거골하관절에서이와같이흔하게발생하지않는골연골종과통풍성관절염이병발한극히드문경우 1 예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례보고 급성으로발생한좌측거골하관절의통증을동반한종괴를주소로 52세남자가내원하였다. 어린시절부터확인된종괴부위였으나, 이전까지는통증을호소하지않았다. 과거력에특이소견은없었다. 지난 3주간통증

으로인해활동이상당히제한되었으며, 통증으로인해좌측족부로보행이나체중부하를할수없었다. 이학적검사에서좌측족근동의측면에단단하고둥근종괴가확인되었다 (Fig. 1). 종괴위로모세혈관확장이나피부의유착등은관찰되지않았다. 거골하관절의작은움직임만으로도극심한통증이유발되었으며, 종괴주위로압통이촉지되었다. 신경학적으로이상소견은관찰되지않았다. 그외특이한소견은없었다.

The lesion had a texture that seemed smooth, firm, and fixed to palpation without evidence of calor or discoloration. 골화된양상이었다 (Fig. 2). 2 mm 두께로컴퓨터단층촬영하여얻은관상면영상에서잘구분되는골종양병변이확인되었다.

2 으로인해활동이상당히제한되었으며, 통증으로인해좌측족부로보행이나체중부하를할수없었다. 이학적검사에서좌측족근동의측면에단단하고둥근종괴가확인되었다 (Fig. 1). 종괴위로모세혈관확장이나피부의유착등은관찰되지않았다. 거골하관절의작은움직임만으로도극심한통증이유발되었으며, 종괴주위로압통이촉지되었다. 신경학적으로이상소견은관찰되지않았다. 그외특이한소견은없었다. 방사선사진에서크고경계가분명하며경화된경계를보이는골종양이좌측족근동의근처에서확인되었다. 골종양은골파괴나악성의양상이보이지않는잘 Figure 1. Clinical image of the foot with a enlarging mass located about the most lateral portion of the subtalar joint. The lesion had a texture that seemed smooth, firm, and fixed to palpation without evidence of calor or discoloration. 골화된양상이었다 (Fig. 2). 2 mm 두께로컴퓨터단층촬영하여얻은관상면영상에서잘구분되는골종양병변이확인되었다. 족근동의후외측에서기시한것으로보이는 2 cm 가량의골밀도를가지는분엽상의불규칙한경계의커다란종괴가관찰되었다 (Fig. 3). 병변에대해수술을시행하였다. 좌측거골하관절의측면으로약 10 cm정도의곡선절개를시행하였다. 절개를가하며확인되는비골신경과비복신경을당겨보호하였다. 족근동의외측으로골연골의표면을가지는커다란종괴가확인되었다 (Fig. 4). 울퉁불퉁한양상의표면을보이며단단하게촉지되는골종괴는족근동의외측후방에서기시하는양상을보이고있었다. 분필같은물질들이종괴주위에침착되어있었다 cm 크기의종괴가완전히제거되었다 (Fig. 5). 종양은초자연골모 (hyaline cartilaginous cap) 를가지는무경성 (sessile) 형태였다. 종양주위로확인되었던분필같은물질은단비골건에도침착되었으며그일부는절제하였다 (Fig. 6). 종양을제거한후거골하관절은정상적인관절운동이확인되었다. 세척을시행하였으며, 분필같은물질은모두제거되었고피부봉합을시행하였다. 병변부위에대해단하지부목을시행하였다. 술후, 혈청요산수치와24시간소변요산분비는 5.6 mg/dl( 정상치, 2.6~7.2 mg/dl), 23.5 mg/day( 정상치, 800 mg/day 이하 ) 였다. 수술후알로퓨리놀 100 mg 을하루두번투여하였다. 수술후 3일째통증등의증상이호전되었다. 6주동안체중부하를 Figure 2. preoperative radiograph of the foot shows a sclerotic, bony lesion on the lateral asepct of the sinus tarsi. () P view () Lateral view

곽희철 김전교 하지않았다. 술후 1주일후단하지석고고정을시행하였으며, 수술 6주후제거하여관절운동을시작하였다. 수술 6개월후환자는호소하는증상이없었으며, 수술결과에완전히만족한상태였다. 이후추시관찰 결과거골하관절주위의이소성골화나관절염과같은술후합병증은관찰되지않았다.

preoperative axial CT scan of the foot shows the bone density lesion (arrow) raising from posterlateral of the calcaneus (27 25 mm in size, cartilage cap (arrowhead)

3) 방사선소견및육안적소견모두에서크게두가지형태로나뉘게되는데, 줄기와같은모양의유경성 (pedunculated) 형태와넓은기저부의무경성 (sessile) 형태이며, 그중유경성형태가더흔한것으로알려져있다. 6,8) 사춘기와젊은성인에서주로발생하게된다.

3 곽희철 김전교 하지않았다. 술후 1주일후단하지석고고정을시행하였으며, 수술 6주후제거하여관절운동을시작하였다. 수술 6개월후환자는호소하는증상이없었으며, 수술결과에완전히만족한상태였다. 이후추시관찰 결과거골하관절주위의이소성골화나관절염과같은술후합병증은관찰되지않았다. 절제한골종양, 건및주위침착한분필같은물질에대해시행한병리조직검사결과통풍결절을동반한골연골종으로확인되었다. 용해된요산결정의응집체가관절연골과건에반응성섬유아세포및단핵세포등의염증성세포로둘러싸여있는소견이확인되었다 (Fig. 7, 8). 고 찰 Figure 3. preoperative axial CT scan of the foot shows the bone density lesion (arrow) raising from posterlateral of the calcaneus (27 25 mm in size, cartilage cap (arrowhead) thickness: 7 mm). 골연골종은주로장골에서골단근처골간단으로부터기시하며, 그외연골이있는어떠한뼈에서도발생할수있는흔한양성골종양이다. 3) 방사선소견및육안적소견모두에서크게두가지형태로나뉘게되는데, 줄기와같은모양의유경성 (pedunculated) 형태와넓은기저부의무경성 (sessile) 형태이며, 그중유경성형태가더흔한것으로알려져있다. 6,8) 사춘기와젊은성인에서주로발생하게된다. 20대때가장많이발생하며남녀발생비율은약 2:1 정도라고하나, 7) 그외남녀성에따른발생의차이는없다고보고되기도한다. 1,3,8) 유년기에서사춘기로성장하는동안정상적인골격이자라는것과같은속도로자라며골성장이멈출때골종양의성장역시중단된다. 9) Figure 4. Intraoperative view of large, eccentrically located bony neoplasm resting on posterolateral aspect of the sinus tarsi. Some chalk-like materials were deposited around mass. Figure 5. Excised bony mass with cartilagenous cap

464예의골연골종에대해보고한 Dahlin 1) 은대퇴골의하부, 경골의근위부, 상완골의근위부에서전체중 50% 이상발생한다고하였으며, Spjut 3) 등도골연골종 40예중 38예에서사지의장골에서발생한다는비슷한결과를보고하였다. 그러나족부에서골연골종의발생은흔하지않은것으로알려져있으며, 그중본증례보고와같이종골에서는더욱잘발생하지않는것으로알려져있다.

8) 본환자 에있어서수술의적응증은악성양상이의심된경우가아닌조절되지않은극심한동통이었다. 조직병리학적으로골연골종은보통연골모 (cartilaginous cap) 를동반하게된다. 이연골모가더이상나타나지않을시골연골종역시성장이멈추게된다. 1,2) 연골모가존재하는골연골종의연골세포는정상적인골단의연골세포와유사한모습을보이게된다.

4 464예의골연골종에대해보고한 Dahlin 1) 은대퇴골의하부, 경골의근위부, 상완골의근위부에서전체중 50% 이상발생한다고하였으며, Spjut 3) 등도골연골종 40예중 38예에서사지의장골에서발생한다는비슷한결과를보고하였다. 그러나족부에서골연골종의발생은흔하지않은것으로알려져있으며, 그중본증례보고와같이종골에서는더욱잘발생하지않는것으로알려져있다. 2) 골연골종은대체로증상이없으며, 우연히방사선사진등으로발견된다. 10) 골격의성숙에있어, 골연골종은동반된증상이흔하지않으나, 주위근육을자극시키거나, 주위신경을압박할수있으며, 점액낭형성, 슬와가성동맥류, 또는슬와정맥혈전등을유발하기도한다. 그러므로증상이없는골연골종에대한수술적치료가대체로요하지는않으나, 동통이지속되거나혹은악성이의심될때일괄적절제술을시행하게된다. 8) 본환자 에있어서수술의적응증은악성양상이의심된경우가아닌조절되지않은극심한동통이었다. 조직병리학적으로골연골종은보통연골모 (cartilaginous cap) 를동반하게된다. 이연골모가더이상나타나지않을시골연골종역시성장이멈추게된다. 1,2) 연골모가존재하는골연골종의연골세포는정상적인골단의연골세포와유사한모습을보이게된다. 1) 이는골연골종의발생기전이골단의연골에서유래한다는것을강하게시사한다. 본증례보고에서동통의원인은거골하관절에위치한골연골종주위로발생한통풍결절로사료된다. 통증은수술후통풍에대한약물치료로호전되었을것으로생각된다. 통풍은높은요산혈증이나재발성의급성관절염등을유발하는요산대사의질환이다. 수년이상에걸친통풍발작은요산나트륨을피하조직, 관절, 건, 점액낭등에침착하게된다. 4) 본증례에서술중통풍결절을확인한후통풍에대한의증하에술후측 Figure 6. () Intraoperative view of the peroneus brevis tendon. () Excised some portion of peroneus brevis tendon with chalk-like deposits. Figure 7. () Mature bone is covered by a well-differentiated cartilaginous cap. Scale bar=100 m () High power view of hyperplasia of chondrocytes. (Scale bar=30 m, Hematoxylin-Eosin staining)

5 곽희철 김전교 정한혈중요산수치는 5.6 mg/dl 였다. 혈중요산수치가 6.8 mg/dl 이상이통풍을유발할수있는의미있는수치로사료되나, 11) 고요산혈증이반드시통풍을유발하지않으며, 정상혈중요산수치에서도통풍발작이발생할수있다. 12) 이런정상혈중요산수치에서통풍발작은유전적요인, 염증유발요인및주위환경변화등에의해유발될수있으며, 12) 본환자의경우골연골종에의해발생한장기적인거골하관절주위환경변화가정상혈중요산범위에서통풍발작을유발시킨하나의요인이되었을것으로사료된다. 또한본증례 에서혈중요산수치와함께측정한 24시간소변요산분비는통풍의발생기전을평가하는요인으로중요하며이는이후요산배설촉진제나요산합성억제제 (xanthine oxidase inhibitors) 등의장기적인치료제의선택에있어고려할수있는기준이되기도한다. 13) 거골하관절에서통풍의최초발작이일어난사례는매우드물다. 5) 본환자에있어수술전진단은단순히거골하관절주위골연골종이었으며, 동반된통풍결절은수술소견에의해확인되었다. 통풍의기왕력이나특정위험인자가없는환자에게있어 구멍결손 (punch-out) 병 C D E F Figure 8. n aggregate of dissolved urate crystals is surrounded by reactive fibroblasts, mononuclear inflammatory cells. () in articular cartilage, (C) in synovium, (E) in tendon (, D, F). On polarized light microscopy, gout crystals appear needle-shaped (Scale bar=30 m, Hematoxylin-Eosin staining)

6 변이나관절간격감소등의전형적인통풍성관절염의방사선양상없이거골하관절에동반된통풍에대해수술전에진단하는것은어렵다고할수있다. 본증례에서는비교적드문발생부위인거골하관절주위종골에서유래한골연골종과이에병발한역시매우드문발작부위인거골하관절주위에서최초발생한급성통풍발작에대해보고하였다. 골연골종만으로대개동통이잘유발되지않는다는점에서본환자에서와같이중년대의성인남성에서수십년동안증상이없었던골연골종주위로급성으로발생한동통은급성통풍에의한것으로생각할수있다. 따라서족부의생역학에있어매우중요한부위인거골하관절에발생한골연골종이거골하관절의생역학적환경에영향을미쳐역시매우드문최초발작부위인거골하관절에서의통풍발생을유발했을가능성을고려할수있다. 이에대해많은사례를바탕으로한보다다양한연구가필요할것으로생각된다. 결론 본증례보고에서는흔하지않은발생부위인족근동주위종골에서유래한골연골종과역시매우흔하지않은최초발작부위인거골하관절에병발한통풍에대해보고하였다. 본증례에있어오랜기간동안통증을유발하지않았던골연골종자체가확실한통증의원인이라할수없으며, 거골하관절주변으로병발한급성통풍발작이오히려급성의통증을유발한원인으로생각된다. 골연골종과같은생역학적인이상과통풍성관절염의경향을가지는환자에서특정한관절에통풍성관절염이생기는소인사이에는연관성이있을것으로생각된다. 또한임상의들은진찰시급성통풍의최초발작이반드시첫번째중족지관절에서만발생하지않으며신체의어떤큰관절에서도발작이일어날수있다는사실을주지해야할것이다. REFERENCES 01. Dahlin DC. one tumor, 4th ed. Springfield, IL: Charles C. Thomas, 1986: Derk FF, Nardozza J. Osteochondroma of the subtalar joint. J Foot nkle Surg. 1994;33: Spjut HJ, Darfman HD, Fechner RE, ckerman LV. Tumors of one and Cartilage, 2nd series, Fascicle 5, rmed Forces Institute of Pathology, Washington, D.C. 1983: Simkin P. The pathogenesis of podagra. nn Intern Med. 1977;86: Gomes DR. cute gout of subtalar joint in a 56-year-old white female. Case report J m Podiatry ssoc 1977;67: Dennis JS, sif S. enign tumors (1): General Characteristics and enign Lesions.In: dam, Dixon K, ed. Grainger & llison s Diagnostic Radiology. 5th ed. New York, NY: Churchill Livingstone; 2008: Wu KK. Large osteochondroma of the foot. J Foot Surg 1990;29: Robert K, Heck Jr. enign one Tumors and Nonneoplastic Conditions Simulating one Tumors. In: Canale ST, eatty JH, ed. Campbell s Operative Orthopaedics. 11th ed. Philadelphia, Pa: Mosby Elsevier; 2007: Murphey MD, Choi JJ, Kransdorf MJ, Flemming DJ, Gannon FH. Imaging of osteochondroma: variants and complications with radiologic-pathologic correlation. Radiographics 2000;20: Nogier, De Pinieux G, Hottya G, nract P. Case reports: enlargement of a calcaneal osteochondroma after skeletal maturity. Clin Orthop Relat Res 2006;447: Schlesinger N. Diagnosis of gout: Clinical, laboratory, and radiologic findings. m J Manag Care ;15: Smith HS, racken D, Smith JM. Gout: current insights and future perspectives. J Pain. 2011;12(11): Choi I, Hong SJ. Updates in the management of gouty arthritis. Korean J Med 2009;76:

종골 부정 유합에 동반된 거주상 관절 아탈구의 치료 (1예 보고) 정복이 안된 상태로 치료 시에는 추후 지속적인 족부 동통의 원인이 되며, 이런 동통으로 인해 종골에 대해 구제술이나 2차적 재건술이 필요할 수도 있다. 2) 경종골 거주상 관절 탈구는 외국 문헌에 증례

CSE REPORT 대한족부족관절학회지 제16권 제4호 2012 J Korean Foot nkle Soc. Vol. 16. No. 4. pp.270-275, 2012 종골 부정 유합에 동반된 거주상 관절 아탈구의 치료 (1예 보고) 인제대학교 의과대학 일산백병원 정형외과 차성무 장보훈 서진수 Treatment of Talonavicular Subluxation