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1 대한내과학회지 : 제 86 권제 6 호 고이형성증이동반된총담관류 1 예 부산대학교의과대학양산부산대학교병원내과 류대곤 김은정 안은영 송병준 강대환 A Case of Choledochocele with High-Grade Dysplasia Dae Gon Ryu, Eun Jung Kim, Eun Young Ahn, Byeong Jun Song, and Dae Hwan Kang Department of Internal Medicine, Pusan National University Yangsan Hospital, Pusan National University School of Medicine, Yangsan, Korea A type III choledochal cyst, known as a choledochocele, is rare. It is defined as cystic dilatation of the distal common bile duct, protruding into the duodenal lumen. Surgical treatment of a choledochocele remains controversial because it has a low incidence for malignancy compared with other choledochal cysts. While there have been few reported cases of choledochocele with malignancy, here we report our experience of a choledochocele with high-grade dysplasia and provide a literature review of the field. (Korean J Med 2014;86: ) Keywords: Choledochal cyst; Choledochocele; Dysplasia 서론담관낭종은담관의낭성확장인선천성기형이다. 담관낭종은드문질환이나아시아, 특히일본에서많은환자들이보고되고있다 [1,2]. 담관낭종의분류는간내담도까지포함한 1977년 Todani 분류가보편화되어현재까지가장널리사용되고있고 1997년 Todani는췌담관합류이상개념을포함하여재분류하였다 [1,3]. 총담관류는 Todani 분류에서제 III 형으로총담관원위부의낭성확장이십이지장내강으로돌출된것으로정의된다. 총담관류는담관낭종의 1-5% 로가장빈도가낮다 [4]. 담관낭종은담도협착, 담석, 담관염, 담도파 열, 이차적담즙성간경변증등의합병증때문에주의깊은관찰과적절한치료가필요하며특히악성화가능성으로과거에는외과적절제가원칙이였으나총담관류의경우다른낭종에비해악성화가능성이낮고최근에는내시경술기가발달하며외과적절제를대신하는경우들이많아져내시경유두괄약근절개술만으로충분하다는주장이있으나아직치료에대해정립된것은없다. 그동안우리나라에서도악성화가동반된총담관류 3예가보고되었지만 [5], 현재까지전암성병변인고이형성이동반된총담관류는보고된적이없었다. 저자들은건강검진상부위장관내시경에서우연히총담관류가발견되어내시경유두괄약근절개술후시행한낭종 Received: Revised: Accepted: Correspondence to Dae Hwan Kang, M.D. Department of Internal Medicine, Pusan National University, Yangsan Hospital, 20 Geumo-ro, Mulgeum-eup, Yangsan , Korea Tel: , Fax: , Copyright c 2014 The Korean Association of Internal Medicine This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

2 - Dae Gon Ryu, et al. A case of choledochocele with high-grade dysplasia - 내부조직생검에서고이형성증이동반되어수술을시행한 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 증 환자 : 정〇〇, 60세남자주소 : 건강검진상부위장관내시경에서발견된십이지장유두부종괴 Figure 1. Endoscopic finding of a large submucosal tumor-like lesion on the ampulla of Vater. 례 현병력 : 다른병원에서시행한건강검진상부위장관내시경에서십이지장유두부종괴가발견되어본원으로전원되었다 (Fig. 1). 과거력 : 특이사항없었다. 가족력 : 특이사항없었다. 문진소견 : 특이사항없었다. 신체검사소견 : 혈압은 120/80 mmhg, 체온은 36.7, 맥박은분당 76회, 호흡은분당 20회였다. 급, 만성병색은보이지않았고의식도명료하였다. 결막은창백하지않았고공막의황달은없었으며촉지되는림프절비대는없었으며흉부진찰소견은정상이었다. 복부검사에서복부는팽창되지않고만져지는종물은없었으며, 압통은없었고장음은정상이었다. 검사실소견 : 말초혈액검사소견은백혈구 10,060/mm 3, 혈색소 14.2 g/dl, 혈소판 186,000/mm 3 이었다. 혈청생화학검사에서총단백 7.1 g/dl, 알부민 4.2 g/dl, 총빌리루빈 0.5 mg/dl, AST 24 IU/L, ALT 19 IU/L, ALP 104 IU/L, γ-gtp 31 IU/L, 아밀라제와리파제는 90 U/L, 54 U/L로모두정상이었다. 종양표지자는 CEA 2.87 ng/ml ( 정상범위 0-5 ng/ml), CA U/mL ( 정상범위 0-39 U/mL) 로정상범위였다. 영상검사및내시경소견 : 복부전산화단층촬영에서유 Figure 2. Abdominal computed tomography finding of a bulging ampulla with a central low-density cystic lesion, indicative of choledochocele. Figure 3. Endoscopic retrograde cholangiopancreatography showing club-like protrusions of the distal common bile duct and mild dilatation of the upstream common bile duct

3 - 대한내과학회지 : 제 86 권제 6 호통권제 646 호 A B Figure 4. (A) An endoscopic sphincterotomy was performed. (B) After the procedure, surface roughness and redness in the mass-like lesion were observed. 조직병리검사에서고이형성증이동반된선종으로진단되어, 근치적절제를위해유문부보존췌십이지장절제술 (pylorus preserving pancreaticoduodenectomy, PPPD) 을시행하였다. 수술소견에서십이지장팽대부에 cm 크기의종괴가있었으며, 수술후병리소견에서도고이형성증이동반된선종으로최종진단되었다 (Fig. 5). 고 찰 Figure 5. Pathologic examination confirmed the diagnosis of tubular adenoma with high-grade dysplasia. 두부로돌출된중심부에저음영을보이는낭성병변이관찰되었다 (Fig. 2). 내시경역행췌담관조영술에서원위부총담관말단부위에서둥근곤봉모양의낭성확장이보였고상부로총담관이경도로확장되어있었다. 총담관류를강력하게시사하였다 (Fig. 3). 치료및경과 : 총담관류의치료를위해내시경유두괄약근절개술을시행하였고 (Fig. 4A) 낭종내부에표면요철을동반한용종모양의종괴소견 (Fig. 4B) 으로조직검사를시행하였다. 담관낭종은담도어디에서나발생할수있는낭성혹은원주상의확장을보이는질환이다. 매우드문질환으로 13,000-2,000,000명당 1명의빈도를보이나극동아시아에서발생빈도가높으며일본이전체환자보고의절반이상을차지하고있으며여성이남성보다 3-4배정도많다 [2]. 담관낭종의증상은전통적으로 3대증상인황달, 우상복부통증, 종괴이나성인의경우담관염이나췌장염으로인한복통이주증상인경우가많다 [2]. 총담관류는만성적인췌장액의역류로발생하는담관염, 췌장염으로인한반복적인복통과황달이주증상인경우가많으며총담관류의합병증으로는담석이약 25%, 급성췌장염이약 30% 정도로보고하고있다 [6,7]. 드물게총담관류가십이지장내강을막아위출구폐색이나장중첩증을일으킨보고도있다 [8]

4 - 류대곤외 4 인. 고이형성증이동반된총담관류 1 예 - 담관낭종의분류는 1977년 Todani 등 [1] 에의한간내담관까지포함한분류가현재가장널리통용되고있다. I형낭종은총담관의전반적인확장이며담관낭종의 50-85% 로가장흔한형이다. V형낭종은 Caroli 병으로불려지며하나혹은다발성간내담관확장으로담관낭종의 20% 정도를차지한다. 총담관류는 III형낭종으로총담관원위부의낭성확장이십이지장내강으로돌출된것이며담관낭종의 1-5% 로가장드문형이다 [1,4]. 총담관류의발생원인은명확하지않으나두가지가설로설명되고있다. 하나는유두부의염증성폐색으로인해총담관의십이지장부위가약해지고확장되어유두부와 Oddi 괄약근사이에서게실이형성된다는주장이다 [7]. 두번째는다른담관낭종과는다르게총담관류는 Oddi 괄약근근처에서발생한선천성십이지장중복낭종또는게실이라는주장이다 [9]. 두가지발생원인과연관하여총담관류의내벽이담도계점막상피층또는미분류된선상피세포로구성된경우가 1/3 정도로이는전자의가설을시사하고십이지장점막상피층으로구성된경우가 2/3 정도로이는후자의가설을시사하며내벽이십이지장점막상피층으로구성된경우악성화빈도가더낮은것으로보고하고있다 [7,9,10]. 담관낭종의진단에도움이되는검사는복부초음파, 복부전산화단층촬영, 자기공명췌담관조영술 (magnetic resonance cholangiopancreatography, MRCP), 내시경초음파, 99mTc HIDA 스캔, 내시경역행췌담관조영술 (endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ERCP) 이있으며이중합병증없이일관되게담도영상을얻을수있는 MRCP가가장좋은영상진단검사이다. 총담관류의경우내시경역행췌담관조영술에서특징적으로조영제를주입할때유두부의팽창이보이고담관원위부말단부위가곤봉모양으로확장되고십이지장내로돌출되면진단이가능하다 [6,7]. 담관낭종의악성화는잘알려져있으며담관낭종에서암발병율은 10-30% 정도이고평균진단연령은 32세이다 [2,4]. 암은 I형낭종과 IV형낭종에서대부분발생하며각각발병율은 I형 68%, IV형 21% 로보고되고있다 [4]. III형낭종인총담관류의악성화는 1980년 Ozawa 등이첫보고를하였고국내에서는 3예가있었다 [5]. 총담관류의악성화는 % 로담관낭종들중가장발병률이낮다 [4,7]. 앞서언급한것처럼총담관류의경우십이지장점막으로구성된경우가더흔하여다른담관낭종에비해악성화빈도가낮은것으로 추정된다 [9,10]. 총담관류의치료는내시경유두괄약근절개술 (endoscopic sphincterotomy, EST), 국소절제술, 유문부보존췌십이지장절제술등의광범위한절제술이있다. 총담관류의치료는 EST로충분하다는의견이보편적이나악성화의가능성이있으므로수술적치료의필요성에대해서는아직논란의여지가있다. Schimple 등 [10] 은총담관류의치료방향으로우선내시경역행췌담관조영술을통한조직검사를시행한후그결과에따라낭종벽이십이지장점막상피층일경우 EST 혹은외과적부분절제술을시행하고조직검사결과가담도계점막상피세포로구성된경우악성화가능성이있기때문에광범위절제술이필요하다고주장하였다. 하지만성인의경우대부분조직검사에서담도계점막상피세포가발견되어성인의총담관류치료에이를일반화하여적용하기는무리가있다 [10]. 이번증례의경우이전에시행한내시경검사결과가없어총담관류와팽대부선종의전후관계를확인하긴어렵지만 ERCP에서의전형적인총담관류의소견과담즙정체및췌장액의역류로인하여이형성증이발생하고이후담도계암까지유발할수있다는주장들을근거로총담관류에선종이발생하였을가능성이있다. 또한환자는췌담도계질환력이없고증상이전혀없던상태로영상진단만을토대로단순한총담관류로판단하고팽대부의고이형성증을동반한선종을놓쳐악성화된상태에서발견할수도있었으나 EST시점막조직에대한주의깊은관찰과조직검사를통해이를발견하고치료할수있었다. 총담관류에서도드물지만동반된악성종양의보고가있고이번증례처럼고이형성증을동반할수있어총담관류가의심되면동반한담도계종양의유무를자세히확인해야한다. 또한현재종양의증거가없어 EST만시행한경우라도향후담도계종양의발생가능성을고려하여필요시 ERCP를통한조직검사를재시행하고추적영상검사들을지속적으로시행해야할것으로생각한다. 요약이증례는특별한병력이없던건강검진상부위장관내시경에서십이지장종괴가발견된환자에서내시경역행췌담관조영술로총담관류의소견을보여내시경유두괄약근절개술을시행하였고조직검사에서고이형성증을동반한총담

5 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 86, No. 6, 관류를진단하여광범위수술까지진행한경우이다. 총담관류는빈도가매우드물고다른담관낭종에비해악성화가능성이낮아서내시경유두괄약근절개술로치료를종결하는것이대부분이지만이번증례처럼고이형성증이동반될수있으므로총담관류를발견하였을때유두괄약근절개술후절개면을주의깊게관찰하고철저한조직검사와추적관찰이필요할것으로생각한다. 중심단어 : 총담관류 ; 고이형성증 REFERENCES 1. Todani T, Watanabe Y, Narusue M, Tabuchi K, Okajima K. Congenital bile duct cysts: classification, operative procedures, and review of thirty-seven cases including cancer arising from choledochal cyst. Am J Surg 1977;134: Yamaguchi M. Congenital choledochal cyst: analysis of 1,433 patients in the Japanese literature. Am J Surg 1980; 140: Todani T. Congenital choledochal dilatation: classification, clinical features, and long-term result. J Hep Bil Pancr Surg 1997;4: Singham J, Yoshida EM, Scudamore CH. Choledochal cysts: part 1 of 3: classification and pathogenesis. Can J Surg 2009;52: Bae KT, Choi JS, Kim YG, et al. A case of gallbladder cancer associated with a choledochocele. Korean J Med 2013;85: Singham J, Yoshida EM, Scudamore CH. Choledochal cysts: part 2 of 3: diagnosis. Can J Surg 2009;52: Sarris GE, Tsang D. Choledochocele: case report, literature review, and a proposed classification. Surgery 1989;105: Ramos A, Castelló J, Pinto I. Intestinal intussusception as a presenting feature of choledochocele. Gastrointest Radiol 1990;15: Scholz FJ, Carrera GF, Larsen CR. The choledochocele: correlation of radiological, clinical and pathological findings. Radiology 1976;118: Schimple G, Sauer H, Goriupp U, Becker H. Choledochocele: importance of histological evaluation. J Pediatr Surg 1993; 28:

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