대한소화관운동학회지 2009;15:76-80 증례 바이오피드백치료에의해변실금증상호전을보인골반저조율장애소아 분당서울대학교병원내과, 외과 * 이병환 김나영 강성범 * 정유정 최태혁 박영수 이동호 Pelvic Floor Dyssynergia with Fecal Incontinence Improved by Tailored Biofeedback Therapy in a Child Byoung Hwan Lee, M.D., Nayoung Kim, M.D., Sung-Bum Kang, M.D.*, Yu Jeong Jeong, M.D., Tae Hyuck Choi, M.D., Young Soo Park, M.D. and Dong Ho Lee, M.D. Departments of Internal Medicine and Surgery*, Seoul National University Bundang Hospital, Seongnam, Gyeonggi-do, Korea The most common cause of childhood fecal incontinence is constipation, also called overflow fecal incontinence. Constipationmediated fecal incontinence requires comprehensive treatment. Biofeedback is a technique that can be mastered by children to control anal muscles. However, biofeedback therapy for overflow fecal incontinence has not been effective than conservative treatment in children. Presently, an eight-year-old boy visited our hospital for daily fecal incontinence that had persisted after enteritis three years previously. Pelvic floor dyssynergia was diagnosed by anorectal manometry. Two kinds of biofeedback therapy directed at constipation and incontinence were applied alternatively in the absence of drugs. Paradoxical contraction was much improved after four constipation protocol biofeedback sessions and high squeezing pressure was maintained after seven incontinence protocol biofeedback sessions. Soiling frequency quickly decreased from 4-5 times daily to less than once per week after nine constipation protocol and seven incontinence protocol biofeedback sessions. Ultimately, the defecation pattern normalized. Two additional constipation protocol biofeedback sessions applied to a child due to assumption that children have low learning ability. Two years following the biofeedback sessions, no anorectal problems have recurred and school life is uneventful. This case demonstrates that pelvic floor dyssynergia in children can be successfully treated without the use of drugs by modified and flexible biofeedback therapy. (Kor J Neurogastroenterol Motil 2009;15:76-80) Key words: Fecal incontinence, Constipation, Biofeedback therapy, Children. 서 소아에서변실금 (fecal incontinence) 이란 4 세이상의아동 에서배변을조절하지못함으로써속옷을더럽히는것을의 미하며대변지림 (soiling) 또는유분증 (encopresis) 과같은의 미로사용된다. 1 취학연령의 1-2% 에서발병하며대부분저 절로소실된다. 2,3 변실금은기능적또는기질적원인에의 해서발생할수있는데후자의경우원인에따라치료를 론 접수 : 2009 년 4 월 22 일, 승인 : 2009 년 6 월 5 일 책임저자 : 김나영, 경기도성남시분당구구미동 300 번지 (463-707) 분당서울대학교병원내과 Tel: (031) 787-7008, Fax: (031) 787-4051 E-mail: nayoungkim49@empal.com 결정하게된다. 반면기능적변실금은기질적원인이없는것을의미하며통상적으로지칭되는변실금이란이러한기능적변실금을의미한다. 4 변실금은유발하는기전에따라서보유성변실금 (retentive fecal incontinence) 과비보유성변실금 (non-retentive fecal incontinence) 으로분류한다. 4 보유성변실금은변비또는대변을참아서범람성대변지림 (overflow soiling) 이발생한경우를의미하며, 이러한경우선천성거대결장 (Hirschsprung disease), 흡수불량증후군 (malabsorption syndromes), 갑상선기능저하증 (hypothyroidism), 저칼슘혈증 (hypocalcemia), 요붕증 (diabetes insipidus), 또는신경학적이상등의기질적원인에의해서발생할수있으나대부분은원인없이발생하게된다. 4 원인이없는보유성변실금에서보이는변비의약 35-65% 에서골반저조율장애가관찰
이병환외 6 인. 바이오피드백치료에의해변실금증상호전을보인골반저조율장애소아 77 된다. 5 비보유성변실금은종종취학연령의아동에게서심리적인동요 (emotional disturbance) 에의해발생하게된다. 이러한비보유성변실금을보이는아동은가족구성원의지지가부족하거나적절한배변훈련이부족하여대변을가린적이없는경우또는강압적인배변훈련, 가족의불화, 부모와헤어짐, 형제또는자매의탄생등갑작스러운스트레스와관련된상황에서발생한다. 4 또한다른원인으로 6개월이상배변을조절하던아이가배변을하거나화장실을사용하는것에대한두려움이있을때발생하게된다. 4 요실금이주로밤에발생하는데반해변실금은과도하게참거나변비가오랫동안지속되어낮시간에발생하게되며, 남아에서여아보다 4-5배많이발생한다. 6 대부분의경우오랜시간이경과한후의료진을찾게되는데자연적으로호전을기다린경우도있지만, 부모가위생불량, 부주의, 게으름또는스트레스에의해생겼다고오해하거나, 또는부끄러워하면서금기시하는사회적환경이늦게의료진을찾는원인이된다. 7 변실금은그자체도문제지만아동에게정신사회적으로부정적인영향을미치는점이더큰문제가된다. 변실금증상을가지는아동은사회적으로고립되며, 위축되고, 낮은자아를지니고, 우울증및행동학적인문제점을가지게된다. 즉행동학적인문제로인해변실금이발생할수있지만반대로변실금에의해행동학적문제점이발생하기도한다. 2 따라서이러한변실금에대해서는체계적인치료방침이필요하지만아직변실금치료영역에있어서는많은논란이존재하고있다. 4 변비를동반한아동보유성변실금의치료는하제등약물치료와함께용변훈련, 식습관조절및보상계획 (incentive and reward schemes), 용변공포의둔감화 (desensitization), 환경치료등과같은행동중재 (behavior intervention) 그리고인지요법 (psychotherapy, cognitive and family therapy), 교육적중재 (educational intervention) 를복합적으로시행하게된다. 이러한보존적인치료방법으로약 50% 에서관해를보이나보고에따라성공률에차이가있으며다양한치료옵션을적용하고있어명확한치료방침이없는상태이다. 8 또한반응이낮은소아에서는지속적인약물치료가필요하거나치료불응성을보이고있어다른치료방법이필요한실정이다. 바이오피드백치료는골반저조율장애가있는성인변비환자에서효과적으로사용되고있다. 아동변비환자의약 35~63% 에서골반저조율장애를보이고있으며이러한아동에서이론적으로학습강화 (reinforcement) 에 기초하여비정상적인배변역학을교정하는바이오피드백치료가효과가있을것으로생각되어도입된바있다. 9 일부보고에서는골반저조율장애를가진변비를동반한변실금아동에서효과가보고되고있으나단기적효과가대부분이고임상적인치료효과가입증되지않았다. 또한장기간치료효과에있어서보존적인치료방법보다이점을나타내고있지않아다소실망스러운상태라하겠다. 1,7,9-11 본저자들은이러한현상이아마도아동에서성인의치료방법을그대로사용함으로인해기인할수있다고생각하여 8세남아에게보다유연한프로토콜을적용하여좋은성적을얻어이를보고하고자한다. 증례 8세남아가내원 3년전부터발생한변실금을주소로내원하였다. 환자는 5세까지정상적으로배변을조절할수있었으나장염을치료한다음하루 4-5회의변실금이발생하여 3년간약물치료및식이조절, 배변훈련을시도해보았으나호전되지않아방문하였다. 실금되는변은정상적인변의형태를보였다. 배변후 50% 이상에서잔변감및배변시 50% 이상에서복통을호소하였다. 변의는하루수회이상느끼고있었다. 과거력에서특별한질환이환력은없었고, 변실금이발생했을당시특별한가족력이나변실금을유발할수있는스트레스와연관된상황은없었다. 환아의심리상태에대한검사에서약간소심한성격이외에는특이한점을발견할수없었다. 질환이환시기부터경도의변비를호소하고있었으나변은약간딱딱하거나정상적인상태를보였다. 신체검사에서복부는경도의가스팽만이있었으나부드럽게촉지되었으며, 특별히만져지는종괴나장기종대는없었다. 항문- 직장수지검사에서항문괄약근압력이약간감소되어있었고직장은변으로가득차있었다. 기질적원인배제를위해혈액검사및복부단순촬영, 대장조영술을시행하였다. 혈액검사에서기질적원인을의심할만한특이사항이없었으며복부단순촬영에서우측대장에대변이있는것을확인할수있었다. 대장조영술에서는흩어져있는대변이다발성의원형결절형태로횡행대장부터좌측대장에걸쳐관찰되었다 (Fig. 1). 변비의원인을파악하고자항문직장내압검사를시행하였다. 항문괄약근기저압력은 56 mmhg 이었고수축압력 (squeezing
78 Kor J Neurogastroenterol Motil: Vol. 15, No. 1, 2009 다. 환아에게변비형바이오피드백치료를 2회시행후변비형과변실금형바이오피드백치료를 7회함께시행하였다. 바이오피드백치료전에는배변노력에도불구하고복압의상승이전혀없으면서오히려항문근육이수축하는역설적인항문수축을보였다 (Fig. 2A). 4회의변비형바이오피드백시행후역설적인항문수축은거의소실되었으나복압이다소불안정한상태를보였다 (Fig. 2B). 그러나 9회의변비형바이오피드백시행후에는정상적인복압을유지할수있었다 (Fig. 2C). 또한치료전불안정했던항문수축압 (Fig. 3A) 은 7회에걸친변실금바이오피드백치료로안정적으로유지되었고 (Fig. 3B) 변실금은주 1회이하로감소하였다. 그후변비형바이오피드백치료를추가로 2회시행하여 11번의내원동안총 11회에걸친변비형바이오피드백프로토콜및 7회의변실금형프로토콜을시행후치료를끝냈다. 환아는 2년추적관찰에서변실금이완전소실되고학교생활을자신있게영위하고있다. 고 찰 Fig. 1. Colon study finding. Multiple round materials are scattered on the entire colon, which are suggestive of fecal materials rather than polyps. pressure) 은 193 mmhg 이었으며, 직장감각의이상을파악 하기위한척도에서긴박용적 (urgency volume) 은 80 ml, 임 계용적 (critical volume) 은 100 ml 였다. 골반저조율장애의 중요한지표인배변지수 (defecation index) 는 0.9 로정상보다 낮게측정되었으며, 풍선배출검사에서 10 ml 의풍선도배 출하지못하여골반저조율장애가동반된변비에의한변실 금으로진단하였다. 환아가내원전변실금의치료를위해약물치료및식이 조절, 배변훈련을시도해보았으나실패한경험과하루수 차례의변실금이발생하고있어하제를사용할경우이의 급격한악화에따른치료순응도감소를고려하여약물치료 보다는바이오피드백치료를행동중재및교육적중재와 병합시도하기로하였다. 또한통상적인치료프로토콜에 의거한바이오피드백치료로는실패가능성이높다고생각 되어변비프로토콜에의한치료로직장항문의비정상적인 생리를교정하면서변실금에대한바이오피드백프로토콜 을추가하는변형된프로토콜 (toilered protocol) 을시행하였 소아변실금의가장흔한원인은변비이며, 변비의약반수이상은비정상적인배변역학에의해발생한다. 이러한비정상적인배변기전을교정함으로써변실금을치료하려는많은시도가있었다. 12 그러나소아의변실금에서바이오피드백치료는보존적인치료보다이점이없음이보고되면서변비에의한보유성변실금, 특히변비의원인이골반저조율장애에의해발생할지라도성인에서와달리치료의유용성이낮은것으로보고되고있다. 또한다른보존적인치료와병합하여사용한연구에서도추가적인장점에대해많은논란이있다. 4,8 van der Plas 등 9 에의한대규모무작위대조연구에서바이오피드백치료는변실금을동반한변비환아에서보존적치료에비해성공률이높지않았다. 특히정상적인배변역학의회복이변비치료의성공과상관관계가없다고보고하였다. 비정상적인배변역학을가진변비에의한변실금소아에서보존적치료만을시행한경우보다바이오피드백치료를추가로시행한경우에치료성적이우수하였음을보고한연구가있지만 13, 장기적인치료효과를비교한다른연구에서는바이오피드백치료의추가적인이점이없음을보고하였다. 7 비록이연구에서바이오피드백치료가비록장기치료효과와연결되지는않았지만바이오피드백치료군에서
Byoung Hwan Lee, et al. Pelvic Floor Dyssynergia with Fecal Incontinence Improved by Tailored Biofeedback Therapy in a Child 79 A B C Fig. 2. Electromyographic findings before and after constipation protocol-biofeedback therapy. (A) Paradoxical anal sphincter contraction is found when the child tries to evacuate. (B) Paradoxical anal sphincter contraction has disappeared after 4th constipation protocol-biofeedback sessions. (C) After 9th constipation protocol- biofeedback therapy, the abdominal wall pressure is maintained when the child tries to evacuate. A B Fig. 3. Electromyographic findings before and after incontinence protocol-biofeedback therapy. (A) Anorectal pressure is not maintained in the squeezing stage before incontinence protocol-biofeedback therapy. (B) After 7th incontinence protocol-biofeedback therapy, the anorectal pressure is very stable in the squeezing stage.
80 대한소화관운동학회지 : 제 15 권 1 호, 2009 비정상적인배변역학의교정이더높았으며단기치료효과도보존적치료군보다높았다. 7 대부분의연구자들이사용한바이오피드백치료방법은본증례와달리정형화되고엄격한프로토콜을수행하였다. 본저자들은소아에서바이오피드백치료습득능력및습득을유지하는능력이성인보다낮을것으로생각되어 9 회의변비형바이오피드백프로토콜및 7회의변실금바이오피드백프로토콜을적용하여직장항문생리가정상적으로교정되었음을확인한이후에도 2회의추가적인치료를시행하였다. 환아는치료 2년후에도변실금이나변비증상없이밝게성장하고있다. 이러한결과는소아에서바이오피드백치료를성인보다더길게함으로써학습효과를높일수있을가능성을제시해준다. 바이오피드백의비용-시간적인측면과변실금에동반되기쉬운심리- 사회적인부정적인효과및보존적치료에서의낮은성공률을고려해볼때, 어린나이의골반저조율장애를동반한변실금환자에서바이오피드백치료는적극시도해볼수있는치료방법이라생각한다. 하지만본증례에서와같이소아환자에서바이오피드백치료는소아와성인의서로다른습득기제를고려하여환자상태에따른유연한프로토콜로성인보다는장기간의바이오피드백치료를고려해보아야할것으로생각된다. 본증례는변비와동반된변실금을보이고있는아동에서변실금이골반저조율장애에의한변비에기인한것으로생각되어변비와변실금에대한바이오피드백프로토콜을교차적으로시행하고, 변실금증상이호전된후로도추가적인바이오피드백치료를시행함으로써치료종료후에도지속적인효과를유지하여성공적인학교생활로돌아간경우를경험하였기에보고하는바이다. 요약소아에서배변실금 (fecal incontinence) 이란 4세이상의아동에서배변을조절하지못함으로써속옷을더럽히는것을의미한다. 대부분변비또는대변을참아서생기는경우로변비를동반한아동변실금에서보존적인치료를주로시행하는데낮은효과로인해추가적인효과적치료방법이필요한실정이다. 아동변비환자의약 35~63% 에서골반저조율장애를보이고있으며이러한아동에서비정상적인배변역학을교정하는바이오피드백치료가효과가있을것으로생각되어도입된바있으나현재까지임상적인치료효과가 입증되지않았다. 8 세남아가 3 년전장염을앓은이후하루 4-5 차례의변실금증상을보였으며, 내원후항문내압검사로 골반저조율장애로진단된후 11 회의변비형프로토콜의바 이오피드백치료와 7 회의변실금프로토콜의바이오피드백 치료시행후주 1 회미만으로변실금이줄었고, 이후 2 년동 안별증상없이학교를잘다니고있다. 저자들은이처럼심 한변실금으로학교적응이힘들었던아동에서변비형과변 실금형의바이오피드백치료를함께시행하여약물치료없 이변실금이호전된경우를경험한바증례로보고하고자 한다. 색인단어 : 변실금, 변비, 바이오피드백치료, 소아 참고문헌 1. van Ginkel R, Benninga MA, Blommaart PJ, et al. Lack of benefit of laxatives as adjunctive therapy for functional nonretentive fecal soiling in children. J Pediatr 2000;137:808-813. 2. Rappaport LA, Levine MD. The prevention of constipation and encopresis: a developmental model and approach. Pediatr Clin North Am 1986;33:859-869. 3. Loening-Baucke V. Encopresis. Curr Opin Pediatr 2002;14:570-575. 4. Brazzelli M, Griffiths P. Behavioural and cognitive interventions with or without other treatments for defaecation disorders in children. Cochrane Database Syst Rev 2001:CD002240. 5. Catto-Smith AG, Nolan TM, Coffey CM. Clinical significance of anismus in encopresis. J Gastroenterol Hepatol 1998;13:955-960. 6. Fritz GK, Armbrust J. Enuresis and encopresis. Psychiatr Clin North Am 1982;5:283-296. 7. Nolan T, Catto-Smith T, Coffey C, Wells J. Randomised controlled trial of biofeedback training in persistent encopresis with anismus. Arch Dis Child 1998;79:131-135. 8. Brazzelli M, Griffiths P. Behavioural and cognitive interventions with or without other treatments for the management of faecal incontinence in children. Cochrane Database Syst Rev 2006:CD002240. 9. van der Plas RN, Benninga MA, Redekop WK, Taminiau JA, Büller HA. Randomised trial of biofeedback training for encopresis. Arch Dis Child 1996;75:367-374. 10. van der Plas RN, Benninga MA, Büller HA, et al. Biofeedback training in treatment of childhood constipation: a randomised controlled study. Lancet 1996;348:776-780. 11. Borowitz SM, Cox DJ, Sutphen JL, Kovatchev B. Treatment of childhood encopresis: a randomized trial comparing three treatment protocols. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2002;34:378-384. 12. Jung SH, Kim TJ, Cho HU, et al. The effectiveness of biofeedback therapy for children patients with chronic constipation. J Korean Soc Coloproctol 2002;18:194-199. 13. Loening-Baucke V. Modulation of abnormal defecation dynamics by biofeedback treatment in chronically constipated children with encopresis. J Pediatr 1990;116:214-222.