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1 CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2012;55(2): pissn eissn A CASE OF RECTOVESICAL FISTULA AFTER LAPAROSCOPY ASSISTED VAGINAL HYSTERECTOMY Ji Yeon Lee, MD, Hyang Ah Lee, MD, PhD, Sung Hoon Na, MD, Jong Yun Hwang, MD, PhD, Dong Heon Lee, MD, PhD Department of Obstetrics and Gynecology, Kangwon National University School of Medicine, Chuncheon, Korea Vesicovaginal fistulas are a most common complication accompanied by gynecologic surgeries, but other types of fistulas rarely occur. Especially rectovesical fistulas arising post-operative complication occur in extremely lower possibility and very few cases have been reported in the world. Interestingly, our case showed a symptom of urinary drainage from the anus unlike other cases with pneumaturia or fecaluria. This symptom could hardly happen because urine is prevented from being released due to the internal pressure of the fistula. We experienced and treated a first case of rectovesical fistula with a symptom of passing urine from the anus. Keywords: Rectovesical fistula; Hysterectomy; Rectal perforation 의인성요로누공은해부학적근접성으로인해산부인과적수술후발생하는심각한합병증중의하나이다. 특히골반수술, 전자궁절제술은골반내장기누공의주요한원인이다 [1]. 요로누공의약 75-90% 가자궁절제술후에발생하며, 자궁절제술후에 % 에서요로누공이발생한다 [2]. 요로누공중가장흔한형태는방광-질누공이며, 그외에방광-자궁누공, 요관-요관누공등이있다. 부인과수술후직장- 방광누공은매우드물게보고되고있다 [1,2]. 그예로 El-Tabey 등 [3] 이 1985년부터 2003년사이에부인과수술후요로합병증을입은 120 명의여성을대상으로요로합병증의유형을분류한결과, 방광-질누공이 90명, 요관-질누공이 14명, 요관결찰이 13명, 방광-자궁누공이 2 명, 요관-요관누공이 1명에서있었으나직장-방광누공은없었다. 여러저자들은대부분의직장-방광누공은대장직장암, 방광암, 골반내악성종양, 대장게실염, 대장암, 크론씨병, 골반내방사선조사, 외상등과관련하여발생한다고보고하고있다 [4,5]. 자궁절제술도직장-방광누공의하나의독립된위험인자로여겨지고있으나 [6,7], 다른기저질환이없는환자가전자궁절제술만으로직장-방광누공이발생한경우는지금까지보고된것이없다. 저자들은부인과양성질환수술후직장-방광누공이발생하여수술적교정으로치료된경우를경험하였기에간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. 환자 : 박 O 례, 59 세, 기혼 주소 : 배변중동반되는항문으로의다량의소변유출산과력 : , 자연분만 2회월경력 : 초경 13세, 폐경 52세, 폐경후호르몬치료는받지않았다. 폐경전까지월경주기는약 30일간격으로규칙적이었고, 월경기간은 4 일, 양은보통이었다. 월경통은없었다. 과거수술력 : 약 50년전에급성충수돌기염으로인한충수돌기천공으로개복수술을받았다. 가족력 : 특이사항없었다. 현병력 : 건강검진으로시행한자궁경부세포검사에서중증자궁경부이형성증 (high-grade squamous intraepithelial lesion) 으로나와서 2 주뒤본원에서전기환상절제술을받았다. 조직검사결과자궁경부상 Received: Revised: Accepted: Corresponding author: Hyang Ah Lee, MD, PhD Department of Obstetrics and Gynecology, Kangwon National University Hospital, 156 Baengnyeong-ro, Chuncheon , Korea Tel: Fax: babysaver@kangwon.ac.kr This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Copyright Korean Society of Obstetrics and Gynecology 132

2 Ji Yeon Lee, et al. A case of rectovesical fi stula after laparoscopy assisted vaginal hysterectomy 피내종양및선침범소견이보였다. 환자가암공포증으로전자궁절제술을원하여 2007년 9월 17일본원에서복강경하전자궁절제술 (laparoscopy assisted vaginal hysterectomy, LAVH) 을받았다. 수술당시골반내강우측벽, 자궁, 우측자궁부속기그리고직장사이에심한유착이있었다. 우측자궁부속기와직장사이를박리하던중에직경약 5 mm 크기의직장천공이발생하였으나장내물질은나오지않았으며, 즉시외과전문의가일차봉합술을시행하였다. 수술후 1일째도뇨관제거후소변을봤으며, 수술후 3일째대변을보았다. 수술후 5 일후부터식이진행하였으나특별한이상은없었다. 이후퇴원시까지배변과동반된이상증상및복통을호소하지않았으며, 수술후 7일째퇴원하였다. 환자는수술후 14일째대변볼때항문으로소변이새는것같다는주소로산부인과외래를다시방문하였다. 이학적소견 : 내원당시환자의의식상태는명료하였으며, 신장은 cm, 체중 58 kg, 전신상태및영양상태는양호하였다. 혈압은 120/70 mm Hg이었으며, 맥박 75회 / 분, 호흡수 16회 / 분, 체온 36.6 o C 였다. 흉부청진에서특이소견없었다. 장음은정상이었으며, 복부경직은없었으며복부에만져지는종괴는없었다. 복부압통및반사통은없었다. 질천장 (vaginal vault) 은정상소견이었으며, 촉진시동통은없었다. 도뇨관을방광에유치하고질내부에백색거즈를넣은후생리식염수약 500 ml에인디고카르민 (Indigo carmine, Indocyanine Green, Akorn Inc., Buffalo Grove, IL, USA) 0.8% 20 mg을섞어 200 ml 정도도뇨관으로주입하였을때항문으로청색염료가유출되었으며, 질내거즈에는염료의누출소견이없음을확인하였다. 입원시검사소견 : 일반혈액검사에서, 백혈구 4,700/mm 3, 혈색소 10.0 g/dl, 적혈구용적 29.9%, 혈소판 439,000/mm 3 이었고, 간기능검사, 신기능검사, 출혈시간과응고시간은정상이었다. 소변검사에서세균 2+, 백혈구 many/hpf, 적혈구 10-20/HPF로나왔다. 소변배양검사결과장구균속세균 (Enterococcus avium) 이분리되었다. 방광조영술및대장조영술을시행하였으며, 요도를통해방광내 100 ml의요오드조영제를주입하자방광이팽창되면서직장근위부로누공이관찰되었다. 항문을통해직장으로주입한가스트로그라핀 (Gastrografin, Berlimed SA, Madrid, Spain) 은방광으로들어가지않았다. 누공은체크밸브 (check valve) 처럼한방향으로만누공내물질이움직이도록형성되어있었으며, 기시점은방광후벽이었고직장결장이행부를향하고있었다 (Fig. 1). 복부및골반컴퓨터단층촬영상방광후벽과직장결장이행부의전벽사이에누공이있었다 (Fig. 2). 입원후경과 : 누공내부물질의흐름이방광에서직장으로한방향으로만되어있어정상식이를하였다. 도뇨관을방광내유치시킨상태로항생제치료하면서누공의자연폐쇄를기다렸으나호전이없어서입원 27일째수술을결정하였다. 수술소견 : 수술당시복막과소장및대장사이, 그물막과소장과대장사이에유착이있었다. 자궁절제술상태였으며방광과직장사이에약 7-8 cm 정도의유착이있었으며, 여기에근접하여항문연 10 cm 상방에서누공 (fistula tract) 이확인되었다. 외과에서직장누공의원위부의 3 cm, 근위부의 9 cm를확보한뒤, 총약 13 cm 길이로직장을구역절제후일차문합하였고비뇨기과전문의가방광의누공부위를쐐기절제술하고 L자형문합 (L-shape repair ofbladder) 을하였다. A B Fig. 1. Cystography shows drainage of contrast medium in the bladder (arrow) into the proximal rectum (open arrow). (A) Immediately after injection of contrast medium into the bladder. (B) Two minutes after injection. 133

3 KJOG Vol. 55, No. 2, 2012 았다. 수술후 2주째촬영한복부및골반컴퓨터단층촬영에서문합부누출등의합병증의소견은없었다 (Fig. 3). 환자는현재직장-방광누공교정후 4년째이며현재까지외래추적결과특별한문제없는상태이다. Fig. 2. Contrast enhanced computerized tomography of pelvis demonstrates contrast material in rectovesical fi stula located from the posterior vesical wall (arrow) to the recto-sigmoid junction (open arrow). This scan was performed immediately after the cystography. Fig. 3. Contrast enhanced computerized tomography of pelvis demonstrates that the rectovesical fistula no longer exists and there is no evidence of complicated fl uid collection in the pelvic cavity. This scan was performed 2 weeks after the operation. 수술후경과 : 수술후 6일에정상적인배변을하였으며, 수술후 15일에도뇨관을제거하였고, 소변을보는데특별한어려움은호소하지않 부인과수술후장관-방광누공은매우드물게보고되고있다. 일반적으로장관-방광누공은대부분구불결장과방광사이에형성되며, 소수에서본증례와같이직장-방광, 혹은회장-방광사이에서형성된다. 드물게하행결장-방광, 횡행결장-방광, 상행결장-방광사이의누공도보고되었다 [7-9]. 장관-방광누공의 52-63% 가염증성질환, 20-35% 가종양, 16% 가외상등과연관이있고, 이외에도골반내방사선조사, 외상, 수술중의인성손상등과관련하여발생한다 [4,5,10]. 자궁절제술도직장-방광누공의하나의독립된위험인자로여겨지고있으나 [6,7], 기저질환이없는환자가산부인과적양성질환으로수술받은후직장-방광누공이발생한예는매우드물다 [11]. 본증례의경우전술한기저질환은없었으나, 수술중발생한장손상이누공의원인이되었을것이라고추정할수있겠다. 자궁절제술후누공형성은보통수술중의요로손상과관련이있다. 방광혹은요관의박리도중직접적으로이부위에손상을입은경우, 복막안혹은밖으로소변이축적된후소변이질천장으로고인경우, 혹은방광을포함하여봉합한경우방광에압박성괴사가일어난경우누공이발생할수있다. 또한직장손상역시관련이있는것으로보이는데 [1,12], 이는손상부위의회복과정에서형성된방광과직장사이의섬유성유착으로누공이형성되는것으로여겨진다 [11]. 자궁절제술후누공의위험요인으로몇가지인자들이보고되고있다. Duong 등 [13] 은흡연등의생활습관이누공형성의위험요인이될수있다고하였다. 그리고자궁이커서수술이복잡하고어려운경우, 수술시간이긴경우, 수술중실혈이많은경우에자궁절제술후방광-질누공의빈도가높아진다고하였다. 한편여러연구에서자궁절제술의수술방법에따라누공의발생위험도가다르다고보고하고있다. 복강경으로전자궁절제술을한경우에요로손상및골반내장기의누공이많았으며, 그이유는복강경수술도구와관련있을것이라고이야기한다. 다른연구에서는이전제왕절개수술력이산부인과적수술후에요로누공을일으키는데가장중요한요인이라고하였다 [1,14,15]. 따라서자궁절제술후누공을예방하기위해서는위험요인이있는환자를선별하는것이중요하다. 흡연자, 골반유착이의심되는경우, 복강경으로자궁절제술을하는경우에는수술중요관및방광손상에대해주의를특별히기울여야한다. 요로손상의고위험인자가있는경우에는비뇨기과전문의와함께수술하는방법도권유된다 [12]. 수술중합병증이의심되는경우에는수술실에서바로방광경검사를시행하는것이도움이되며, 또한방광손상을예방하기위해서방광과자궁경부를분리할때는둔적박리 (blunt dissection) 보다는예리하게박리 (sharp dissection) 하는것이좋다 [1]. 134

4 Ji Yeon Lee, et al. A case of rectovesical fi stula after laparoscopy assisted vaginal hysterectomy 직장-방광누공의가장흔한증상은기뇨 (pneumaturia) 와분뇨 (fecaluria) 로약 50-60% 에이르며, 이외에복통및반복적인요로감염증상, 혈뇨등이있다. 이는방광은수용능력이크고낮은내압을유지하기때문에상대적으로압력이높은장내부로부터압력이낮은방광내로물질이유입되기쉽다는가설로설명할수있다. 이렇게방광내로침투한장내세균은상승감염을일으켜요로감염을일으킬것이다 [11]. 누공형성후 2차감염으로패혈증이동반되는것은드물다고알려져있지만, 생명을위협할정도의대사성산증이동반된경우를보고한예도있다 [5]. 반면, 항문을통한소변의배출은 15% 의환자에서만있다 [4,5,10]. 본증례의경우일반적인기뇨, 분뇨가아닌항문을통한소변의배출이있었는데, 이는환자의방광내압이높지않았으나누공이체크밸브처럼형성되어소변이방광에서직장으로의한방향으로만누출되었기때문일것으로추정된다. 환자의증상이직장-방광누공이의심되는경우확진을위해요분석검사, 색소검사, 방광경, 배뇨성방광요도조영술, 바륨대장조영술, 대장내시경, 골반및복부컴퓨터촬영등을시행할수있다. 가장간단한검사인요분석검사및요세포학적검사로백혈구와장관내물질을확인할수있다. 색소검사또한비교적간단한검사이지만직장-방광누공진단에도움을준다. 메틸렌블루를항문을통해주입한후에푸른색소변이나왔다면직장-방광누공을의심할수있다. 그러나메틸렌블루는바로장관내벽으로흡수되어신장을통해배출될수있으므로이방법은정확한검사법은아니다. 최근에는경구혹은항문을통해인도시아닌그린 (Indocyanine Green, Akorn Inc.) 을주입하는방법이특이도가높다는보고가있다. 본증례의경우는질내부를거즈로채우고방광내인도시아닌그린을주입함으로써직장-방광누공으로인한직장내소변의누출을확인할수있었고, 또한질을경유하는누공은없음을알수있었다. 방광경은비뇨기계암으로인한누공을배제하기위한필수적인검사로여겨지기도한다 [7,8]. 방광경검사후누공이의심되는경우누공의위치와범위진단을위해바륨대장조영술및배설성방광요도조영술을시행하는것이도움이된다 [2]. 본증례의경우일반적인직장-방광누공의증상인기뇨, 분뇨등이아닌항문으로소변이배출됨을호소하였기때문에바륨대장조영술과배설성방광조영술을함께시행하였다. 그결과환자의증상처럼바륨대장조영술에서누공이발견되지않았으며, 배설성방광요도조영술을통하여누공내부의흐름이특이하게방광에서직장으로한방향으로만향하는체크밸브처럼누공이형성되어있음을알수있었다. 또한골반및복부컴퓨터촬영이나자기공명영상으로방광내공기와방광및장벽의국소적인비후와유착을발견함으로써정확하게진단을내릴수있다. 특히자기공명영상은누공으로의직접적인조영제의주입이불필요하며연부해상도가뛰어나기때문에누공의진단에매우유용하다 [5,9]. 직장-방광누공은저절로폐쇄되는경우가드물어서대게수술적교정이필요하며 [7,8], 수술을받지않을경우패혈증으로사망하기도한다 [5,7]. 그러나본증례의경우누공의크기가작고누출의방향이방광에서직장으로향하고있어서패혈증의위험이적었기때문에도뇨관을방광내유치시킨상태로약 4주동안누공의자연폐쇄를기다렸 으나결국수술적방법으로교정하였다. 누공교정수술의시기와방법에대해서는논란이많지만심각한염증소견이없으면조기에병변을절제한후일차문합을하는것이권장된다 [2]. 예전에는누공주위조직의부종과염증이해결되기까지수개월을기다린후수술하기도했지만, 기다리면서환자가겪게될정신적육체적불편함을고려할때최근에는복원수술의시기를개별화하여주위조직의부종과염증이사라지면수술을시행하는것이추천된다 [15]. 수술방법은병변의위치, 기저질환, 환자의수술전상태에따라결정한다 [8]. 재발의방지를위하여누공을포함하여대장을구역절제하여야한다는것이정설화되고있다. 즉, 대장을방광으로부터둔적박리하고대장을절제한뒤문합술을시행한다 [5]. 대장절제및일차문합술만을하는것이대장루를형성하는경우와비교하여합병증이적으며환자의삶의질을높이므로복강내오염이없다면우선적으로추천된다 [7,8]. 만일수술후에문합부의유지가어려울것으로예상된다면하트만씨수술보다는회장루를추가로만들것을권한다. 이는회장루의복원은하트만씨수술의복원과는달리개복술없이쉽게시행할수있으며패혈증의발생빈도가낮기때문이다 [5,8]. 본증례의경우복강내오염등의특별한문제가없었기때문에대장절제및일차문합술을하였으며, 수술후에합병증은없었다. 이외에도최근복강경을통한누공절제술의시도및굴곡내시경치료를시도하고있는데, 복강경을이용한절제술의경우수술자의노련도에따라추천될만하나피브린글루 (fibrin glue) 를이용한내시경적누공폐쇄의성공률은아직미비하다 [5]. 한편, 방광주변의누공에대해어떻게치료하느냐에대한표준화된치료는아직까지없다. 누공주변의방광의일부를포함한부분방광절제술및일차문합술이주로시행되어왔으나, 누공의직경과크기가작은경우에는누공의일차문합만시행한경우도있다 [5]. 반면, 다른연구에서는누공이저절로닫히는경우는 2% 에불과한정도이며, 수술하지않은대장-방관누공환자 18명을 1년동안관찰한결과 2명은상행성요로감염으로사망하였다는보고도있어방광내누공의치료방법에대해서는아직이견이많다 [5]. 정리해보면방광누공의경우눈에보이는큰결손이있다면부분방광절제술및일차문합술, 단순봉합법등의수술적방법으로반드시누공을없애주어야하며, 작은결손의경우에만자연치유를기대하며도뇨관을유치하고 1-2주정도기다리는방법을시도해볼수있다. 의인성장손상과연관된직장-방광누공은치료하기어렵다 [5]. 수술전후이환율은 19.5% 까지보고되고있으며 [8], 장기합병증으로지속적인방광문합부누출, 누공의재발, 골반복강농양, 장관폐쇄등이동반될수있다 [5]. 따라서직장-방광누공이있는경우에는먼저누공의특성및환자의전신상태를정확히파악하는것이환자의불편함을최소화하면서치료의성공률을극대화할수있는적절한치료방법을모색하는데필수적이라하겠다. 저자들은이와같이부인과양성질환수술후에는거의발생하지않는직장-방광누공을진단하였으며, 더욱흥미롭게도일반적인직장- 방광누공의압력방향을거스르면서항문을통해소변이배출되었던드 135

5 KJOG Vol. 55, No. 2, 2012 문증례를단기및장기합병증없이성공적으로치료하였기에이를간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. References 1. Forsgren C, Altman D. Risk of pelvic organ fistula in patients undergoing hysterectomy. Curr Opin Obstet Gynecol 2010;22: Han CH, Lee YS, Kang SH, Lee JW, Park TC. Clinical characteristics of urinary-vaginal fi stulas after various types of hysterectomy. Korean J Obstet Gynecol 2005;48: El-Tabey NA, Ali-El-Dein B, Shaaban AA, El-Kappany HA, Mokhtar AA, El-Azab M, et al. Urological trauma after gynecological and obstetric surgeries. Scand J Urol Nephrol 2006;40: Hawary A, Clarke L, Taylor A, Duffy P. Enterovesical fistula: a rare complication of urethral catheterization. Adv Urol 2009: Scozzari G, Arezzo A, Morino M. Enterovesical fi stulas: diagnosis and management. Tech Coloproctol 2010;14: Altman D, Forsgren C, Hjern F, Lundholm C, Cnattingius S, Johansson AL. Infl uence of hysterectomy on fi stula formation in women with diverticulitis. Br J Surg 2010;97: Garcea G, Majid I, Sutton CD, Pattenden CJ, Thomas WM. Diagnosis and management of colovesical fi stulae; six-year experience of 90 consecutive cases. Colorectal Dis 2006;8: Kavanagh D, Neary P, Dodd JD, Sheahan KM, O Donoghue D, Hyland JM. Diagnosis and treatment of enterovesical fi stulae. Colorectal Dis 2005;7: Narayanan P, Nobbenhuis M, Reynolds KM, Sahdev A, Reznek RH, Rockall AG. Fistulas in malignant gynecologic disease: etiology, imaging, and management. Radiographics 2009;29: Dawam D, Patel S, Kouriefs C, Masood S, Khan O, Sheriff MK. A urological enterovesical fi stula. J Urol 2004;172: Murakami K, Tomita M, Kawamura N, Hasegawa M, Nabeshima K, Hiki Y, et al. Severe metabolic acidosis and hypokalemia in a patient with enterovesical fi stula. Clin Exp Nephrol 2007;11: Thomas K, Williams G. Medicolegal aspects of vesicovaginal fi stulae. BJU Int 2000;86: Duong TH, Gellasch TL, Adam RA. Risk factors for the development of vesicovaginal fistula after incidental cystotomy at the time of a benign hysterectomy. Am J Obstet Gynecol 2009;201:512.e Ng CC, Chern BS, Siow AY. Retrospective study of the success rates and complications associated with total laparoscopic hysterectomy. J Obstet Gynaecol Res 2007;33: Kim BY, Yang JB, Lee MA, Ko YB, Lee KH. Laparoscopic repair of vesicovaginal fistula. Korean J Obstet Gynecol 2009;52: 복강경하전자궁절제술후발생한직장 - 방광누공 1 예 강원대학교의과대학산부인과학교실이지연, 이향아, 나성훈, 황종윤, 이동헌 요로누공은산부인과적수술후발생하는심각한합병증중의하나이다. 요로누공중가장흔한형태는방광-질누공이며, 드물게방광- 자궁누공, 요관-요관누공등이있다. 직장-방광누공은매우드물고지금까지산부인과적수술후발생한합병증으로국내에보고된것은없다. 특히골반내종양, 대장의염증성질환등이없는환자가부인과양성질환으로자궁절제술을받은후합병증으로직장-방광누공이발생한경우는현재까지영어및한글로쓰여진논문에서보고된적이없다. 한편직장-방광누공의주증상은기뇨, 분뇨인데반해이증례에서환자는항문을통한소변의배출이있었다. 이는일반적인직장-방광누공의압력방향을거스르는현상이기때문에잘나타나지않는다. 저자들은이와같이부인과양성질환수술후에는거의발생하지않는직장-방광누공을진단하였으며, 항문을통해소변이배출되었던드문증례를단기및장기합병증없이성공적으로치료하였기에이를간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 직장-방광누공, 자궁절제술, 직장천공 136

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