소아의구강저에발생한타석증 이효설 최병재 최형준 김성오 손흥규 송제선 이제호 연세대학교치과대학소아치과학교실, 구강과학연구소 국문초록 타석증은대, 소타액선의도관내에석회화물질이형성되는것이다. 타액의점도가높고도관이길고구부러진악하선에서가장호발한다. 어떤나이에서도발생할수있지만, 중년에서호발하며어린이에서는드물다. 타석증의임상증상은다양하지만, 부종이가장흔하며, 그다음이동통이다. 임상검사와방사선검사 ( 파노라믹방사선사진, 하악교합면방사선사진, 타액선조영술, 구강내및구강외초음파, CT, MRI, 타액선내시경 ) 가타석증의진단및타석의위치를확인하는데도움을준다. 치료는도관의절개에의한타석의제거나타액선의절개를포함하는수술적치료가많다. 그러나, 일부는쇄석술과 CO2 레이저, 내시경등의비침습적인기술을사용할수있다. 5세여환이구강저의노란색물질을주소로개인병원에서의뢰되었다. 4개월전처음발견했을때보다 3배더커졌으며때때로동통이있었다고하였다. 임상검사상, 노란색의단단한물질이악하선도관의입구에서관찰되었다. 와튼스도관의전방부에발생한악하선타석증으로진단내렸다. 국소마취하에타석을적출하였다. 주요어 : 타석증, 어린이, 악하선도관 Ⅰ. 서론타석증 (Silaolithiasis) 은대, 소타액선의도관에하나또는여러개의난원형혹은원형의석회화구조 ( 타석 ) 가존재하는것이다 1). 타석은대, 소타액선에서형성될수있으며, 대타액선인악하선에서약 80-90%, 이하선에는 5-15% 정도발생하고나머지는설하선및소타액선에발생한다 2). 30대에서 60대, 중년에서호발하나드물게소아에서도발생하며, 남녀성별의차이는없다. 타석증의주증상은동통과부종이다. 동통과부종은폐쇄된도관내에점액이저류되어도관이팽창한결과로발생한다. 부종은대부분식사시간이나타액의분비를자극하는레몬사탕을먹을때관찰할수있다 1). 그러나타석증의증상은무증상에서전신증상까지다양하게나타날수있다. 타석의진단은시진, 촉진등의임상검사외에도방사선사진검사로이루어진다. 교합면방사선사진은주도관의경로를따라구강저에서석회화를명확히보여준다. 만일악하선의작은도관들만영향을받은경우는후방교합사진 (posterior occlusal film), 악하정점사진 (submental vertex film), 측방턱사진 (lateral jaw film) 등으로결석을관찰할수있다. 파노라마방사선사진도악하선타석을관찰할수있지만가끔은하악골에가려골내에발생한방사선불투과상으로보일수있다. 이하선타석 (parotid stone) 은하악지위의단단한부종으로나타나며식사도중에더욱두드러지게나타나고석회화된경우파노라마방사선사진에서잘관찰할수있다. 그러나, 모든타석이방사선사진에나올만큼충분히석회화되어있지는않다 3). 방사선사진에서이하선에발생한석회화물질이관찰되지않는경우에는타액선조영사진을이용한다. 대타액선에발생한많은타석은주도관입구를통해수동조작으로제거할수있다. 수동조작이실패했을때는주도관을잘라내는외과적시술을시행한다. 타액선내부의타석, 분비선기질내의다발성타석, 산재한석회화물질및장기간지속된폐쇄는타액선절제술로타석을제거한다. 소타액선의타석은국소화되어있어서타석과소타액선의소엽조직의단순외과적절제에의해잘치료될수있다. 급성화농성감염의증상이있을때에는항생제치료와절개, 배농을타액선절제술이전에 교신저자 : 이제호서울시서대문구신촌동 134 / 연세대학교치과대학소아치과학교실 / 02-2228-8800/ leejh@yuhs.ac 원고접수일 : 2008 년 08 월 12 일 / 원고최종수정일 : 2008 년 11 월 20 일 / 원고채택일 : 2008 년 11 월 25 일 114
대한소아치과학회지 36(1) 2009 시행하거나병행해서수행하여야한다 1-3). 본증례는소아에서드물게타석증이발견된 5세환아의임상양상및처치에대한보고이다. Ⅱ. 증례보고 5세여환이구강저의노란색의물질을주소로개인병원에서의뢰되었다. 환자의보호자는물질이처음발견했을때인 4개월전보다 3배더커졌다고했으며때때로환아가악하선부위에통증을느꼈다고하였다. 특이한과거병력은없었다. 임상검사상크기가 2x5 mm정도의노란색의병소가구강저의오른쪽, 악하선개구부와근접한부위에서관찰되었다. 병소 는얇은점막으로덮여있었으며, 주위의구강저점막은붉은빛을띄었다 (Fig. 1). 촉진시단단한느낌이었으며점막의움직임과함께유동적이었다. 타석증으로가진하였으며, 타석의크기와발생과정을고려하였을때자연적인소실이나개구부를통한제거는어렵다고판단해수술적제거를계획하였다. 국소마취하에타석상방의점막을절개하고타석을적출하였다 (Fig. 2). 병리조직검사결과호염기성의중심성고리구조와주변의층판형태를보였으며, 타석으로진단되었다 (Fig. 3). 치료후절개부위는양호한치유양상을보였고, 타액배출도정상적이었다. 정기검사시에재발의징후는없었다. Fig. 1. Sialolith on the mouth floor. Fig. 2. Surgically removed sialolith(size 2x5mm). a b c Fig. 3. a. Sialolith(H-E stain, x 40), b. Center of sialolith(h-e stain, x 100), c. Lamination of sialolith(h-e stain, x100). 115
Ⅲ. 총괄및고찰타석증은주타액선또는소타액선의선조직실질이나도관내에발생하는석회화된유기질로서중심부는박테리아, 이물질, 파괴된상피세포등으로구성되고그위에는칼슘염등이동심원상으로침착되어형성되는것으로결정구조는주로 hydroxyapatite(ha) 이다 4). 악하선은타액의점주도가높고칼슘과인의함량이많으며, 도관이길고구부러져있기때문에타석증이빈발한다. 악하선타석증의호발부위는와튼스도관개구부근처 (75-85%) 이다 5). 반면, 이하선에서는도관과실질에서의발생빈도가같다 6). 남녀발생비율에대해서 Lustmann 등 3) 과 Seldin 등 7) 은차이가없다고하였으나, Reuther와 Hausamen 8) 과 Bonder와 Azaz 9) 는 3.5: 1로남아에서호발한다고하였다. 그러나, Shinohara 등 10) 은 1:1.6의비율로여성이높다고해서논란의여지가있다. 좌, 우측발생빈도는거의같으며, 양측성으로발생하는경우는 0.5-2.2% 로적다 3). 중년및노년에서호발하며소아에서의발생은흔치않다. Lustmann 등 3) 은 10세이하의발생율을 2.9% 라고하였다. 국내에서는 1997년이등 11) 이 5세남환에서발생한타석증에대해보고한바있으며, 같은동양권인일본의 Shinohara 등 10) 은 10세이하의아동의타석증이 59년간 28증례관찰되었다고하였다. Reuther와 Hausamen 8), Walsh와 Robson 12), Sugiura 등 13) 과 Di Felice와 Lombardi 14) 도어린이의타석증을보고하였다. 타석의형성원인및기전에대해서는알려진바가적다. Zenk 등 6) 과 Afanas`ev와 Nikiforov 15) 는타액과의협착같은해부학적형태에의해서타액이저류되어타석이생긴다고하였고, Bashir와 Lagerlof 16) 는타액의구성요소에의해타석이생긴다고하였다. Crases 등 17) 은타석이초기에는유기물질로시작하여, HA 결정에의해점점석회화되며동심원구조를이룬다고하였으며, 타석증환자에서는타액내칼슘농도가높고, 마그네슘과 phytate의농도는낮다는것을밝혔다. Waseem과 Forte 5) 는과도한칼슘섭취후타석증이발생한증례를보고하여, 타액내칼슘농도와타석증의상관관계를제시하였다. 또한, Lustmann과 Shteyer 18) 는미생물감염이있을때타액의 ph가높아지고유기물질이많아져 HA결정이생기기쉽다고하였다. 그러나, 본환아에서는과량의칼슘복용같은특별한사건이나과거의학병력은없었다. 건강한전신상태보이고있어혈액검사를시행하지는않았다. 타석증은다양한임상증상을보인다. Lustmann 등 3) 은타석증의증상을조사한결과부종 94%, 일시적인증상 76.6%, 간헐적인증상 ( 식사시 ) 72.4%, 동통 65.2%, 부종과동통 45%, 농 15.5%, 발열 2.4 %, 무증상 2.4 % 라고하였다. 본증례의환아는때때로일시적인증상을보였으나, 동통이나부종같은흔한증상은없었다. 평소에타석이타액의배농은막지않았던것으로사료된다. 이상의일반적인증상외에도만성폐쇄가있는환자에서지속되는부종은점차커져서염증세포와간질부종을동반한만성타액선염으로진행될수있다. 이 외에타석이도관을막아압력은증가하지만타액이타석주위로빠져나갈수있을때, 혹은주도관이아닌도관가지가막힐때부분적인폐색이생긴다. 이런경우증상은가볍거나일시적이다. 다발성의타석은전체타액선의도관의분지에서발생하고장기간지속될경우에는전타액선의완전한석회화를유발할수있다 1,18). 일반적인방사선사진검사로타석의 80-100% 를진단할수있다 19-21). 석회화가불충분한타석은방사선투과성을보일수있으며, Lustmann 등 3) 은그빈도가전체타석증의 2% 라고하였다. 진단을위한특수촬영술로는타액선조영술, 초음파촬영술, 자기공명영상 (MRI), 전산화단층촬영술등이있다. 1998년구등 22) 은 11세남환의타석증을전산화단층촬영술을이용해확진하고, 위치를파악해수술을용이하게하였다. 타석증치료의과반수는절개후적출하는수술이고타액선의완전또는부분절제, CO2 레이저를이용한적출법, 자발적제거또는 probe에의한제거가그뒤를잇는다 3). 자발적으로제거가되지않는경우, 수술을대체하는비침습적인방법으로 Escudier와 Drage 23) 는체외쇄석술 (extracorporeal lithotripsy) 을시행하였으며, Ziegler 등 24) 은타액선내시경 (sialoendoscopy) 으로방사선투과성을보이는타석의진단및타석증의치료를시행하였다. 타석은가능하면빨리제거해야하나, 감염이심하거나, 타액선실질내에타석이생겨서투약이나타액선절제가필요한경우에치료를연기해야한다. Ⅳ. 요약타석증은타액선이나타액선도관내에석회상의결석이형성되는것을말하는데도관이길고점액함량이높은악하선에주로발생한다. 30대에서 60대, 중년에서호발하나, 드물게소아에서도발생한다. 구강저의노란색의물질을주소로내원한 5세환아의임상검사결과타석증으로진단하였으며, 자발적제거가어려울것으로판단되어절개수술로적출하였다. 재발양상은없었다. 타석증의임상증상은식사와관련된부종, 동통이특징적이며, 무증상에서전신증상까지다양하게나타날수있다. 임상검사및방사선사진검사, 타액선초음파, 타액선내시경을이용하여진단할수있으며, 타석적출술이나타액선절제술같은고전적인방법외에도체외쇄석술, 레이저, 타액선내시경을이용해타석증을치료할수있다. 빈도는낮지만, 소아에서도타석증이발생할수있으므로, 소아치과의사는정확한진단및치료를할수있어야한다. 참고문헌 1. Sapp JP, Eversole LR, Wysocki GP : 최신구강악안면병리학 2nd, 대한구강악안면병리학회역, 서울, 대한나래출판사, 346-9, 2005. 2. Taher AA : The incidence and composition of sali- 116
대한소아치과학회지 36(1) 2009 vary stones in Iran: analysis of 95 cases. Singapore Dent J, 14: 33-5, 1989. 3. Lustmann J, Regev E, Melamed Y : Sialolithiasis : a survey on 245 patients and a review of the literature. Int J Oral Maxillofac Surg, 19: 135-8, 1990. 4. Shafer WG, Hine MK, Levy BM : A textbook of oral pathology. WB Saunders Co. 1983. 5. Waseem BAZ, Forte V : An unusual case of bilateral submandibular sialolithiasis in a young female patient. Int J Ped Otorhinolaryngol, 69:691-4, 2005. 6. Zenk J, Constantinidis J, Kydles S, et al. : Clinical and diagnostic finding in sialolithiasis. HNO, 47: 963-9, 1999. 7. Seldin HM, Seldin SD, Rakower W : Conservative surgery for the removal of salivary calculi. Oral surg, 6: 579-87, 1953. 8. Reuther J, Hausamen JE : Submaxillary salivary calculs in children(author`s transl). Kin Padiatr, 188: 285-8, 1976. 9. Bonder L, Azaz B : Submandibular sialolithiasis in children. J oral Maxillofac Surg, 40: 551-4,1982. 10. Shinohara Y, Hiromatsu T, Nagata N, et al. : Sialolithiasis in children: report of four cases. Dentomaxillofac Radiol, 25: 48-50, 1996. 11. 이경옥, 김대업, 이광희 : Wharton 씨도관내에발생한타석증에관한증례보고. 대한소아치과학회지, 24: 603-9, 1997. 12. Walsh SS, Robson WJ : Spontaneous passage of a submandibular salivary calculus in a child. J laryngol Otol, 102: 1052-3, 1988. 13. Sugiura N, Kubo I, Negoro M, et al. : A case of sialolithiasis in a two-year-old girl. Shoni Shikagaku Zassi, 28: 741-6, 1990. 14. Di Felice R, Lombardi T : Submandibular sialolithiasis with concurrent sialoadenitis in child. J clin Pediatr Dent, 20: 57-9, 1995. 15. Afanas`ev VV, Nikiforov VS : The etiology of salivary calculi. Stomatologia(Mosk), 78: 39-41, 1999. 16. Bashir E, Lagerlof F : Effect of citric acid clearance on the saturation with respect to hydroxyapatite in saliva. Caries Res, 30: 213-7,1996. 17. Crases F, Santiago C, Simomet BM, et al. : Sialolithiasis: mechanism of calculi formation and etiologic factors. Clinica chimica Acta, 334: 131-6, 2003. 18. Lustmann J, Shteyer A : Salivary calculi : ultrastructural morphology and bacterial etiology. J Dent Res, 60: 1386-95, 1981. 19. Hardy KJ : Submandibular calculous disease, Royal Melbourne Hospital, 1954-1963. Med J Aust, 16: 670-1, 1966. 20. Husted E : Sialolithiasis. Acta Chir Scand, 105: 161-71, 1953. 21. Levi DM, Remine WH, Devine KD : Salivary gland calcui. JAMA, 181: 1115-9, 1962. 22. 구치균, 최형준, 이종갑등 : 전산화단층촬영술을이용한악하선타석증의진단. 대한소아치과학회지, 25: 545-8, 1998. 23. Escudier MP, Drage NA : The management of sialolithiasis in 2 children through use of extracorporeal shock wave lithotripsy. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 88:44-9, 1999. 24. Ziegler CM, Steveling H, Seubert M, et al. : Endoscopy: a minimally invasive procedure for diagnosis and treatment of diseases of the salivary glands: six years of practical experience. Bri J Ora Maxillofac sur, 42:1-7, 2004. 25. Kenefick JS : Some aspects of salivary gland disorders. Proc R Soc Med, 68: 283-5, 1975. 26. Hong KH, Yang YS : Sialolithiasis in the sublingual gland. J Laryngol Otol, 109: 767-9, 1995. 117
Abstract SIALOLITHIASIS ON THE MOUTH FLOOR IN A CHILD Hyo-Seol Lee, Byung-Jai Choi, Hyung-Jun Choi, Seong-Oh Kim, Heung-Kyu Son, Je Seon Song, Jae-Ho Lee Department of Pediatric Dentistry, College of Dentistry and Oral Science Research center Yonsei University Sialolithiasis is the formation of calcific concretions within the ductal system of major or minor salivary glands. The submandibular gland is most involved because of its high viscosity of the saliva and the long, curved duct. It may occur at any age but, it is most common in middle-aged adults and rare in childhood. Clinical symptoms in sialolithiasis are variable but, swelling is the most common, followed by the pain. Clinical examination and radiographic examination(panoramic and mandibular occlusal radiographs, sialography, intraoral-, extraoral- ultrasound, CT scan, MRI and sialoendoscopy) can help to confirm a diagnosis and localize a stone. The treatment is surgical intervention, either removal of the sialolith or sialoadenectomy. However, non-invasive techniques including shock-wave lithotripsy, CO2 laser and endoscopic treatment used in selected cases. A 5-Year-old girl referred from private practice for evaluation of a yellowish mass on the floor of the mouth. She complained that it had became three times bigger than four months ago when it was found for the first time and she had some pain on submandibular gland area occasionally. On physical examination, a firm and yellowish mass could be seen at the orifice of the submandibular duct. Diagnosis is the submandibular sialolithiasis in the anterior Wharton`s duct. Under local anesthesia, stone was removed. Key words : Sialolithiasis, Child, Submandibular gland duct 118