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1 Case Report J Korean Geriatr Soc 2008:12(1):42-46 혈관조영술및색전술로성공적으로지혈한, 대량출혈을동반한 Cameron 궤양 을지대학교의과대학을지대학병원내과학교실 김동규 정성희 김영근 조성훈 김시범 이성훈 이향이 이윤정 양현웅 김안나 차상우 A Case of Cameron Ulcer Associated with Massive Gastrointestinal Bleeding Treated by Angiographic Embolization Dong Gyu Kim, M.D., Sung Hee Jung, M.D., Young Geun Kim, M.D., Soung Hoon Cho, M.D., Si Bum Kim, M.D., Sung Hoon Lee, M.D., Hyang Ie Lee, M.D., Yun Jung Lee, M.D., Hyeon Woong Yang, M.D., Anna Kim, M.D., Sang Woo Cha, M.D. Department of Internal Medicine, Eulji University College of Medicine, Eulji University Hospital, Daejeon, Korea Gastric erosions or ulcers located at or near the level of the neck of a large diaphragmatic hernias are referred to as Cameron ulcers. Cameron ulcers are almost always incidental findings. In some patient, Cameron ulcers cause the dyspepsia, gastroesophageal reflux disease and iron deficiency anemia due to chronic gastrointestinal bleeding or even acute bleeding. We report the case of an acute upper gastrointestinal bleeding due to a Cameron ulcer in a patient with a history of aspirin and NSIADs use, which was successfully treated with angiographic coil embolization. Key Words: Cameron ulcer, Hiatal hernia, Angiography, Hemorrhage 서 론 1980년대에 Cameron과 Higgins는식도틈새탈장 (hiatal hernia) 을가진환자의내시경소견을검토하면서절반의환자에서빈혈과함께탈장내부의위점막에선상의미란이관찰되었으며, 이를경구철분치료후에교정된예를보고하였고, 이후이를 Cameron 궤양으로부르게되었다 1). 이러한궤양이생기는기전은아직명확하지는않으나, 기계적인손상, 점막의허혈이나위산에의해위점막이손상되어서발생한다고보고하였다 2). Cameron 궤양은대개의경우무증상으로발견되나, 소화불량이나위 교신저자 : 정성희 , 대전광역시서구둔산동 1306 번지을지대학교의과대학내과학교실 Tel: , Fax: jsh@eulji.ac.kr 식도역류와동반되어발생하기도하며, 만성위장관실혈및철결핍성빈혈을유발할수있고, 심한경우는상부위장관출혈의임상양상을보인다. 상부위장관출혈은철결핍성빈혈을동반하는경우가대부분이며, 종종대량출혈에의한위급한상황을유발할수도있다 3). 저자들은 Cameron 궤양에서대량의위장관출혈이있어혈관조영술을통한색전술로성공적으로지혈한증례를경험하였기에이를보고하는바이다. 증례 82세여자가 2주전부터시작된전신허약감과내원당일발생한흑색변을주소로내원하였다. 환자는 20년전부터고혈압으로아스피린을포함한약물을복용하였고, 기관지천식으로스테로이드흡입제제를사용하고있었으며, 관절염으로비스테로이드소염제를복용중이었 42 J Korean Geriatr Soc 12(1) March 2008

Dong Gyu Kim, et al.: Cameron ulcer, Hiatal hernia, Angiography, Hemorrhage 다. 신체검사에서만성병색을보였고, 복부에압통이나반발압통은없었으며종괴는만져지지않았다. 활력징후는혈압 100/70 mmhg, 호흡수 20회 / 분, 맥박 98회 / 분이었으며결막은창백하였다. 검사소견으로말초혈액에서혈색소 5.

9 mg/dl이었으며, 혈청철 (serum iron) 55 ug/dl, ferritin 6.4 ug/ml, transferrin saturation 15.41%, 총철결합능 (TIBC) 357 ug/dl, 그물적혈구계산 (reticulocyte count) 2.5%, aptt 36.8 sec, PT 14.1 sec, 대변잠혈반응은양성이었다.

입원 5병일째토혈, 흑색변이발생하면서활력징후는혈압 70/40 mmhg, 맥박 118회 / 분로관찰되었고, 혈색소가 7.2 g/dl로감소하였다. 응급상부위장관내시경을시행하였 으며, 응급내시경상에서식도틈새탈장이좁아지는부분에활동성궤양이관찰되며, 궤양저의노출된혈관에서분출하는양상의출혈이관찰되어 (Fig.

2 Dong Gyu Kim, et al.: Cameron ulcer, Hiatal hernia, Angiography, Hemorrhage 다. 신체검사에서만성병색을보였고, 복부에압통이나반발압통은없었으며종괴는만져지지않았다. 활력징후는혈압 100/70 mmhg, 호흡수 20회 / 분, 맥박 98회 / 분이었으며결막은창백하였다. 검사소견으로말초혈액에서혈색소 5.2 g/dl, 평균적혈구용적 (MCV) 83.1 ug/dl, 평균적혈구색소 (MCH) 26.7 pg, 백혈구 13,360/ul, 혈소판 496,000/ul 이었다. 혈청생화학검사에서 AST 17 IU/L, ALT 9 IU/L, total protein 6.7 g/dl, albumin 3.8 g/dl, BUN 34 mg/dl, creatinine 0.9 mg/dl이었으며, 혈청철 (serum iron) 55 ug/dl, ferritin 6.4 ug/ml, transferrin saturation 15.41%, 총철결합능 (TIBC) 357 ug/dl, 그물적혈구계산 (reticulocyte count) 2.5%, aptt 36.8 sec, PT 14.1 sec, 대변잠혈반응은양성이었다. 상부위장관내시경검사에서식도틈새탈장이관찰되었고, 분문부의탈장된곳과상체부-소만부경계면에깊은궤양이있었고, 궤양저에혈응괴가관찰되었다 (Fig. 1). 환자에게금식및경정맥영양공급을시행하였으며, 양성자펌프억제제 (proton pump inhibitor) 로치료하면서농축적혈구를수혈한후혈색소는 11 g/dl로상승되었다. 입원 5병일째토혈, 흑색변이발생하면서활력징후는혈압 70/40 mmhg, 맥박 118회 / 분로관찰되었고, 혈색소가 7.2 g/dl로감소하였다. 응급상부위장관내시경을시행하였 으며, 응급내시경상에서식도틈새탈장이좁아지는부분에활동성궤양이관찰되며, 궤양저의노출된혈관에서분출하는양상의출혈이관찰되어 (Fig. 2) 지혈클립으로결찰을시행하였으나, 출혈이지속되어시술을중단한후혈관조영술을시행하였다. 혈관조영술에서우측과좌측위동맥에서조영제누출을확인한후에코일로색전술을시행하였으며, 더이상출혈은관찰되지않았다 (Fig. 3). 이후 2주후시행한내시경소견에서궤양주변에재생상피를동반한치유기의궤양을관찰할수있었고 (Fig. 4), 재출혈없이현재는퇴원후외래에서경과관찰중이다. Fig. 2. Endoscopic findings. Active spurting of blood from ulcer at neck of hernia. Fig. 1. Endoscopic findings. A large ulcer with old blood clots at neck of huge hiatal hernia. Fig. 3. Transabdominal arterial angiographic findings. (A) Extravasation of dye from right and left gastric arteries. (B) Success fully embolization with microcoil. J Korean Geriatr Soc 12(1) March

김동규외 10: 혈관조영술및색전술로성공적으로지혈한, 대량출혈을동반한 Cameron 궤양 Fig. 4. Endoscopic findings at gastroesophageal junction. Shows healing ulcer with regenerating epithelium at neck of hernia.

3 김동규외 10: 혈관조영술및색전술로성공적으로지혈한, 대량출혈을동반한 Cameron 궤양 Fig. 4. Endoscopic findings at gastroesophageal junction. Shows healing ulcer with regenerating epithelium at neck of hernia. 고 찰 Cameron과 Higgins가식도틈새탈장을가진환자에서빈혈과함께탈장내부의위점막에선상의미란이동반되는것을보고한바있으며 1), 이후큰식도틈새탈장의경부 (neck) 에위치한선상의위미란을 Cameron 미란이라고부르게되었다 3). 그러나궤양과미란은내시경소견이나육안적크기와깊이로정확히구별하기어려운점이있어식도틈새탈장주변에위치한위궤양이나, 미란을 Cameron 병변 (lesion) 으로부르기도한다 3). Cameron 궤양은전형적으로는탈장의경부 (neck) 나탈장이좁아지는부분 (isthmus) 또는위점막주름의선단에발생하며, 주로선상의형태로보이나발생위치에따라원형또는난원형을보이기도한다 3). Cameron 궤양의유병률은일반인에서 % 를차지하고 3-5) 식도틈새탈장을가진환자의 5.2% 정도를차지하며, 탈장의크기가클수록유병률이높아진다고알려져있다 3). 주로 60-70대에호발하며평균발생연령은 63세로보고되어있고 3-5), 성별은연구에따라다양하게보고되어있다. 식도틈새탈장의유병률이나이에따라증가하여 60대이후가장높은유병률을보이므로, 식도틈새탈장과동반하여나타나는 Cameron 궤양도 60세이상의노인환자에서유병률이높을것으로생각되며, 상부위장 관내시경검사가보편화되면서 Cameron 궤양이발견되는경우도늘어날것으로보인다 6). Cameron 궤양의임상양상은우연히발견되는경우가절반이상으로가장많으며, 그외에급성및만성위장관출혈을보이거나소화불량이나위식도역류증상을호소하기도한다 3). Cameron 궤양의내시경소견은다양하여단일미란, 단일궤양, 다발성미란, 다발성궤양의소견을보이기도하며, 궤양과미란을동시에보이기도한다. 위의소견들과함께미란성식도염, 식도의궤양성협착, 바렛식도가동시에관찰되기도하고, 그밖에미란성위염이나소화성궤양이동반되기도한다 3). Cameron 궤양의발생기전은호흡시에탈장내부위점막이반대편점막과서로닿아기계적인손상에의해발생한다는가설이있다 1,3,4,7). 그외에도위점막의허혈이 Cameron 궤양을발생시키는데기여할수있으며, 이는탈장된위가횡격막압력에의하여허혈성손상을받는경우로조직검사결과섬유소혈전이관찰되기도한다 4). Cameron 궤양에서많은경우에위산과관련된상부위장관질환이동반되어위산도 Cameron 궤양의발생에기여하는것으로추정할수있다 3,4). 또한혈류의정체나부종으로인해탈장내부의정맥누출로혹은림파배액의폐쇄가발생하여위의정체 (gastric stasis) 로인해궤양이발생할수있다 7). 하지만 Helicobacter pylori와의연관성은가능성이낮은것으로보고되었다 3). 비스테로이드소염제나아스피린이 Cameron 궤양의발생기전에미치는영향은아직잘알려져있지않으나, 이들약제가위점막손상의발생에기여하는요인으로생각된다 3). 본증례의경우는내시경시행당시환자의호흡에따라궤양이반복적으로접혔다펴지는양상을보여점막이서로맞닿아서기계적손상에의해발생했을가능성이높으며, 아스피린과비스테로이드소염제의복용이위점막손상을더욱가속화시켰을것으로본다. Cameron 궤양의치료는내과적치료및수술적치료가있으며, 치료방법은증상의유무와상부위장관출혈과같은환자의임상양상이나, 환자의연령, 동반질환의유무, 탈장의크기와유형, 동반된역류성식도염의유무나심각도에따라서결정한다 3). 내과적치료는대개제산제와 H 2 -수용체차단제나, 양성자펌프억제제와함께철분 44 J Korean Geriatr Soc 12(1) March 2008

4 Dong Gyu Kim, et al.: Cameron ulcer, Hiatal hernia, Angiography, Hemorrhage 공급을하는것이주치료이며, 내과적치료를하여도 Cameron 궤양이지속되거나, 궤양으로인한출혈이반복되거나, 지속되는철결핍성빈혈이있는경우, 궤양의천공, 궤양으로인한폐색증상이생기는경우에는수술적치료를고려해야한다 3,8-11). 또한동맥혈관조영술을통한지혈술은내과적치료나내시경적치료에실패하였을때시도해볼수있으며, 출혈에의한응급수술을시행하는경우수술후사망률이높기때문에혈관조영술및색전술로지혈한후수술을시행하여사망률을낮출수있다 12,13). Cameron 궤양의예후는대부분탈장낭이나, Cameron 궤양과관련된합병증없이경과가호전되지만, 급성상부위장관출혈로사망하거나, 지속적인철결핍성빈혈을보이기도한다 3). 장기간관찰하였을때약 1/3의환자에서재발했다는보고가있다 3). 최근우리나라에서노인환자가증가할뿐만아니라, 노인환자에서도위내시경검사를시행하는경우가증가하고있다. 따라서위내시경검사에서식도틈새탈장이관찰될경우 Cameron 궤양이동반되는지주의해서관찰하여야하며, 특히철결핍성빈혈을가진노인환자의내시경검사시 Cameron 궤양을주의깊게관찰하고, 노인환자에서보다적극적인치료가필요할것으로생각된다. 최근식도틈새탈장이있는환자의약 5% 에서 Cameron 궤양이관찰되었다는보고가있으며 3), 내시경검사의빈도가증가하면서우연히발견되는경우도증가할것으로보인다. 국내에서는철결핍성빈혈을동반한 Cameron 궤양이보고된바있으나 14), 아직까지국내보고가드물며, 대량출혈을유발하였던경우는보고가없었다. 이에저자들은흑색변으로내원하여시행한위내시경검사에서큰식도틈새탈장에동반된 Cameron 궤양을진단하고, 양성자펌프억제제로치료하던중대량출혈이발생하여혈관조영술및색전술로성공적으로지혈한증례를경험하여이를보고하는바이다. 요약 Cameron 궤양은식도틈새탈장이있는경우탈장내부의위점막에발생하는미란이나궤양을말하며, 대개위내시경검사에서우연히발견된다. Cameron 궤양은 대에호발하며, 무증상인경우가많고소화불량이나위 식도역류를동반하기도하며, 만성위장관실혈및철결핍성빈혈을유발할수있으며, 심각한상부위장관출혈을유발하기도한다. 저자들은아스피린과비스테로이드소염제를복용하던고령의환자에서대량의위장관출혈을유발한 Cameron 궤양을혈관조영술을통한색전술로성공적으로지혈한증례를경험하였기에이를보고하는바이다. 중심단어 : Cameron 궤양, 틈새탈장, 혈관조영술, 출혈 참고문헌 1. Cameron AJ, Higgins JA. Linear gastric erosion. A lesion associated with large diaphragmatic hernia and chronic blood loss anemia. Gastroenterology 1986;91(2): Windsor CW, Collis JL. Anemia and hiatus hernia: Experience in 450 patients. Thorax 1967;22: Wenston AP. Hiatal hernia with Cameron ulcers and erosions. Gastrointest Endosc Clin N Am 1996;6(4): Moskovitz M, Fadden R, Min T, Jansma D, Gavaler J. Large hiatal hernias, anemia, and linear gastric erosion: studies of etiology and medical therapy. Am J Gastroenterol 1992;87(5): Annibale B, Capurso G, Chistolini A, D`ambra G, Digiulio E, Monarca B, et al. Gastrointestinal causes of refractory iron deficiency anemia in patients without gastrointestinal symptoms. Am J Med 2001;111(6): Pridie RB. Incidence and coincidence of hiatus hernia. Gut 1966;7(2): Mellet JS, Cilliers PH. Penetration of a gastric ulcer into the right ventricle. A complication of para-oesophageal hiatus hernia. S Afr Med J 1987;72(1): Hill LD, Tobias JA. Paraesophageal hernia. Arch Surg 1968;96(5): Macarthur AM, Wright JE. Complications of intrathoracic gastric ulcer associated with hiatus hernia. A description of five cases. Br J Surg 1969;56(3): Ozdemir IA, Burke WA, Ikins PM. Paraesophageal hernia. A life-threatening disease. Ann Thorac Surg 1973;16(6): Wichterman K, Geha AS, Cahow CE, Baue AE. Giant J Korean Geriatr Soc 12(1) March

5 김동규외 10: 혈관조영술및색전술로성공적으로지혈한, 대량출혈을동반한 Cameron 궤양 paraesophageal hiatus hernia with intrathoracic stomach and colon: The case for early repair. Surgery 1979;86(3): Aina R, Oliva VL, Therasse E, Perreault P, Bui BT, Dufresne MP, Soulez G. Arterial embolotherapy for upper gastrointestinal hemorrhage: Outcome assessment. J Vasc Interv Radiol 2001;12(2): Chang YC, Tsang YM, Kung KL, Choi WM, Huang KM, Hsu CY, et al. Transcatheter control of intractable gastrointestinal bleeding. J Formos Med Assoc 1991;90(1): 한성희, 이항락, 전대원, 양선영, 이오영, 윤병철등. 철결핍성빈혈을주소로내원한 Cameron 궤양 1예. 대한소화기내시경학회지 2006;32: J Korean Geriatr Soc 12(1) March 2008

노영남

노영남 Purpose: Delayed massive hemorrhages from pseudoaneurysm rupture of the peripancreatic large arteries, after pancreaticoduodenectomy, are fatal. We reviewed the clinical course and outcome of bleeding