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1 대한족부족관절학회지 : 제 12 권제 2 호 2008 J Korean Foot Ankle Soc. Vol. 12. No. 2. pp , 인제대학교의과대학부산백병원정형외과학교실 최장석 곽희철 김정한 정훈재 Tuberculosis in Foot and Ankle Jang-Seok Choi, M.D., Heui-Chul Gwak, M.D., Jung-Han Kim, M.D., Hoon-Jae Chung, M.D. Department of Orthopedic Surgery, University of Inje College of Medicine, Busan Paik Hospital, Busan, Korea =Abstract= Purpose: To emphasize the importance of considering tuberculosis in atypical cases of foot and ankle by reporting clinical results of those cases. Materials and Methods: Seven cases which were diagnosed as tuberculosis around foot and ankle from March 1996 to June 2007 were included. We reviewed initial impressions, the time to be diagnosed, clinical symptoms, laboratory findings, radiological findings and the clinical results and complications. Results: We followed up at least 6 months (6~24 months) after surgery in all cases. Initially 2 cases had been diagnosed as cellulitis, 4 cases as chronic osteomyelitis, and 1 case as an ankle instability. Tuberculosis was diagnosed after biopsy in all cases. Mean duration of symptom was 15 months (6~36 months) except in infants. There were various radiologic manifestations such as osteopenia, bony erosion or destruction and cystic changes. Symptoms were relieved in all cases within 4 months with chemotherapy followed by surgical biopsy, except one ankle which had been misdiagnosed as ankle instability and joint destruction was developed after modified Bröstrom surgery. Conclusion: It is important to perform a surgical biopsy for diagnosis and proper management even with a faint suspicion on tuberculosis in foot and ankle. And in case of need, when surgical biopsy is performed, curettage procedure may help to improve clinical result. Key Words: Foot, Ankle, Tuberculosis 서 론 폐외결핵에있어서결핵균의골격계침범은전체결핵의 Address for correspondence Heui-Chul Gwak, M.D. Department of Orthopedics, Busan Paik Hospital, College of medicine, Inje University Gaegeum-dong, Busan Jin-gu, Busan, , Korea Tel: Fax: ortho1@hanmail.net * 본논문의요지는 2007년도대한족부족관절학회추계학술대회에서발표되었음. 약 1~3% 를차지한다 5). 골관절결핵은사지보다는체간골격을주로침범하며, 척추에일반적으로가장많이발생하고, 족부의결핵성골수염은상대적으로드문것으로알려져있다 5,14,18,22). 또한골격계결핵의임상양상및방사선학적소견은비특이적이기때문에화농성, 진균성감염에의한골수염및악성종양등의기타질환과감별이쉽지않아 5) 초기치료가적절하지못하고따라서불량한결과를초래할수있다 3,5,6,10,18). 특히족부결핵은골격계결핵중에서도 10% 미만에서발생하지만병변진행시심각한장애를일으킬수있다. 이에저자들은 1996년 3월부터 2008 년 6월까지본원에서
2 최장석 곽희철 김정한 정훈재 경험했던족부와족관절결핵 7예 ( 족부의결핵성골수염 4예, 족부관절결핵 1예및족관절결핵 2예 ) 를문헌고찰과함께보고하는바이다. 되었다가생검결과결핵으로판정되었던경우였다 (Table 1). 2. 증상발생부터진단까지의기간 대상및방법 1. 대상 1996 년부터 2008 년 6월까지본원에서족부의골, 족부관절및족관절에결핵으로진단받은 7명의환자를대상으로하였다. 남자가 5예, 여자가 2예였으며, 평균나이는 31.2세 ( 범위, 7개월 ~62세 ) 였다. 전례에서확진을위한수술적생검을시행하였다. 2. 방법먼저방사선학적으로족부및족관절결핵의골침범양상및범위를평가하기위해서족부전후면, 측면및족관절전후면, Mortise, 측면방사선사진을분석하였으며, 추가적으로주위연부조직의평가를위하여시행된 5예의자기공명영상을분석하였다. 또한의무기록재고를통하여내원시의추정진단명, 증상발현후진단까지의기간, 동반임상증상, 혈액검사결과, 항결핵화학요법의기간, 조직검사와수술적치료및합병증에대하여분석하였으며술전및술후기능및임상적평가는미국정형외과족부족관절학회평가표 (AOFAS score) 를이용하였다. 결과 1. 내원시추정진단타병원에서본원으로전원된경우가 6예였고, 전원시추정진단명은봉와직염 2예, 만성골수염 4예였다. 전례에서항생제경구투여중이었고항결핵제를복용한예는없었다. 1예는만성족관절불안정성으로인한동통으로본원외래를방문하여인대손상과연부조직종괴로진단 증상발생부터진단까지의기간은영아에서발생한 2예에서는 3주이내였으나, 나머지 5예에서는평균 15개월 ( 범위, 6~36 개월 ) 의기간이걸렸다. 전체평균이환기간은 11개월이었다 (Table 1). 3. 기타결핵감염병소및동반임상증상내원시활동성결핵으로진단받은경우 2예였으며기침, 미열및체중감소등의전신증상을동반하였다. 타증례에서는전신증상을동반하지않았다. 과거결핵을진단받은후완치된경우가 1예였으며, 폐를제외한기타소화기계, 비뇨기계등의결핵병소는관찰되지않았다. 전례에서족부의골, 족부관절및족관절이외의다른골및골관절부위의병변은관찰되지않았으나, 2예에서는병변부위의누공 (fistula) 이관찰되었으며, 2예에서는주위연부조직에결핵성농양이관찰되었다. 4. 혈액검사소견백혈구수치는 1예 ( 증례 2) 에서현저한증가가관찰되었다. 적혈구침강속도및 CRP 는 3예에서정상범위를, 4예에서상승하였다. 적혈구침강속도및 CRP 수치는 2예에서현저하게증가하였으며이들은모두내원시활동성폐결핵을진단받고기침, 미열등전신증상을동반한환자에서상승하였다 (Table 2). 5. 방사선학적소견단순방사선소견상 5예에서는침범된골에불분명한경화성경계를가지는골음영감소병변이관찰되었으며골막반응은관찰되지않았다. 1예에서는족관절의관절간격감소및파괴가있었으며심한족관절의변형이관찰되었 Table 1. Initial Impression and Duration of Symptom Case No Sex/Age (years) F/7months M/8months M/22 M/28 F/49 M/56 M/62 Initial impression OM* Cellulitis OM OM CAI OM Cellulitis Duration of symptoms 1 week 3 weeks 10 months 12 months 12 months 24 months 6 months *OM, Osteomyelitis; CAI, chronic ankle instability
3 Table 2. Value of WBC, ESR and CRP at Admission Case No. WBC* ( 10 9 /L) Lymph (%) PMN (%) ESR (mm) CRP** (mg/dl) *WBC, White cell blood; Lymph, Lymphocyte; PMN, Polymorphoneutrophil; ESR, Erythrocyte sedimentation rate; **CRP, C-reactive protein. 다. 나머지 1예에서는특별한골병변이관찰되지않았다. 단순방사선학적소견상 3예에서 2개이상의골을침범하였고, 3예에서단독으로발생하였다 (Table 3). 6. 조직및병리학적소견 전례에서조직학적생검, AFB 염색검사및결핵균배양을시행하였다. AFB 염색검사에서는 2예에서만양성소견을보였으며, 결핵균배양검사에서는 5예에서 Mycobacterium tuberculosis 가배양되었으며 2예에서는균주가배양되지 않았다. 조직학적생검결과에서는전례에서건락성괴사를동반한만성육아종성염증소견을보였다 (Table 4). 7. 항결핵화학요법영아를제외한 5예에서는 Isonizid, Rifamfin, Ethambutol, Pyrazinamide 병합투여를 2개월, Isonizid, Rifamfin, Ethambutol 을 4개월투여하였으며, 2예의영아에대해서는 Isonizid, Rifamfin, Pyrazinamide 를 9개월간투여하였다. 8. 조직검사및수술적치료전례에서확진을위한수술적생검술을시행하였다. 이중누공이관찰되었던영아 2예에서는생검과동시에소파술시행하였으며, 결핵성농양이있었던 2예에서는수술적생검술시행시동반된결핵성농양의소파술을시행하였으며, 심한관절파괴가있는 1예에서는족관절유합술을시행하였고, 술전만성족관절불안정및연부조직종괴로추정진단하였던 1예에서는변형 Bröstrom 술식및생검술시행이후항결핵요법을시행하였으나이후추시관찰에서증상악화및관절파괴진행소견관찰되어타병원전원후관절 Table 3. Site of Lesion and Radiologic Finding Case Lesion Demineralization Periosteal Joint Soft tissue Cyst Erosion No. Site Diagnosis reaction destruction swelling 1 Cuboid Tuberculous osteomyelitis Calcaneus Tuberculous osteomyelitis Metatarsal, Navicula, Tuberculous arthritis (foot) Cuneiform, Cuboid 4 Metatarsal, Navicular, Tuberculous osteomyelitis Cuneiform 5 Distal tibia, Talus Tuberculous arthritis (ankle) Distal tibia, Talus Tuberculous arthritis (ankle) Talus Tuberculous osteomyelitis Table 4. Histological and Pathologic Result Case No AFB stain Culture (Organism) M. tuberculosis* - M. tuberculosis* - M. tuberculosis* M. tuberculosis* M. tuberculosis* Biopsy with caseous *M. tuberculosis, Mycobacterium tuberculosis
4 최장석 곽희철 김정한 정훈재 유합술 시행하였다. 나머지 2예에서는 생검술만 시행하였다. 9. 술 후 합병증 A B 누공이 있었던 1예를 포함한 5예에서는 창상 감염 및 재 발 등의 합병증이 관찰되지 않았으나, 영아에서 누공이 형 성되었던 1예에서는 수술 2주째 창상부위 농 형성으로 변연 절제술을 재시행하였으며 이후 특별한 문제없이 치유되었 다. 만성족관절 불안정 진단 하에 변형 Bröstrom 술식 및 변연 절제술을 시행한 1예에서는 창상부위의 합병증은 관찰 되지 않았으나, 외래 추시상 족관절 파괴가 진행되어 타 병원 전원 후 족관절 유합술을 시행하였다. C D 10. 추시 관찰 술 후 6개월 이상 추시 관찰하였고, 전례에서 4개월 이내 에 증상 호전이 관찰되었다. 영아를 제외한 미국정형외과 족부족관절학회 평가가 가능했던 성인 환자 5예에서 미국 정형외과족부족관절학회 점수는 술 전 32점에서 최종 추시 시 68점으로 상승하였다. E F G H Figure 1. (A-D) MR images show altered marrow signal in distal tibia and talus. And this image show soft tissue edema on the anterior and post aspect of the foot and complete rupture of ATF ligament. (E-F) This photos show with epitheloid cells and Langhans giant cell and caseous (H&S stain 20). (G-H) Plain radiographs of foot and ankle show destruction of the ankle with several sequestra in the talus. 1) 증례 1 49세 남자 환자로 1년 전부터 발생한 좌측 족부의 동통 및 부종을 주소로 내원하였다. 외상은 없었고, 20년 전 폐 결핵 진단 후 치료받은 병력이 있었다. 이학적 검사상 족부 배부와 외과 부위로 압통 및 부족이 있었고, 족관절 운동 시 동통 악화되는 양상을 보였다. 국소 열이나 발적은 없었다. 족관절 전방 전위 검사상 불안정 소견이 관찰되었다. 실험 실 검사상 백혈구 수치는 정상이었고, ESR 53 mm/hr, CRP 0.37 mg/dl이었다. 흉부 방사선 소견상 활동성의 폐 병변 은 관찰되지 않았다. 족관절 전후면 및 측면 단순 방사선 사 진상 특이한 골 병변은 관찰되지 않았으며, 자기 공명 영상 에서 족관절 전 후면에 T2 강조 영상에서 고신호 강도를 가지는 낭성 종괴 소견 및 거골 체부 및 경골 원위부에 골 부종이 관찰되었고, 전방 거비 인대의 파열이 관찰되었다 (Fig. 1A-D). 만성 족관절 불안정 진단 하에 종괴 절제술 및 변형 Bröstrom 술식을 시행하였으며 수술 소견상 전방 거비 인대 완전 파열과 족관절 전 후면에 낭성 종괴 관찰되 었으나 농양 형성이나 감염성 조직은 관찰되지 않았다. 조 직 검사상에서 건락성 괴사를 동반한 만성 육아종성 염증 관찰되어 족관절 결핵으로 진단 하에 항결핵 화학 요법을 시행하였으며(Fig. 1E-F), 술 후 외래추시에서 증상 호전 되다가 다시 악화되는 양상 보였으며, 술 후 9개월 째 시행한 족관절 전 후면 단순 방사선 검사상 거골 체부, 거골 원개 (talar dome), 경골 원위 관절면의 파괴 및 관절 간격 감소가
5 관찰되었다 (Fig. 1G-H). 환자는석고고정등의보존적치료에도불구하고심한족관절동통과족관절파괴가진행되는양상으로타병원전원후족관절유합술을시행하였다. A B 2) 증례 2 22세남자환자로외상없이 10개월전부터발생한좌측족부동통을주소로내원하였다. 과거력상특이사항은없었다. 이학적검사상좌측족부배부에부종, 발적및압통이있었고, 국소열은관찰되지않았다. 체중부하시동통악화되는양상을보였으며족관절의운동범위는정상이었으며발열등기타전신증상은없었다. 타병원에서봉와직염진단하에항생제복용중이었으나증상호전이없는상태였다. 실험실검사상백혈구 5490, ESR 22 mm/hr, CRP 1.02 mg/dl 이었으며, 흉부방사선사진상특이소견관찰되지않았다. 좌측족부전후면및측면사진상제2,3,4,5 중족족근관절및주상골, 설상골및입방골전반을포함하는중족근간관절의미만성골음영감소소견관찰되며전산화단층촬영에서동일부위에불규칙한골미란이관찰되었다 (Fig. 2A-C). 외래에서시행한병변부위흡인술에서 AFB 염색검사양성으로나타나족부관절결핵진단하에항결핵화학요법과함께소파술및변연절제술시행하였으며수술소견상제1 중족골근위부와중족부에미만성감염성조직및농이관찰되었다. AFB 및배양검사상양성, 해부병리소견상건락성괴사및만성육아종성염증관찰되었다 (Fig. 2-D). 6개월추시관찰에서족부동통은감소되었으며, 골밀도증가및골소주회복이관찰되었다 (Fig. 2E- F). 창상부위는특별한합병증없이치유되었다. 고 찰 골및골관절결핵은임상증상및방사선학적소견이비특이적이며세균성감염, 골종양등과쉽게감별하기어렵다 4,8,15,18,20). 그리고질병이서서히진행되는특성을가지고있기때문에진단과적절한치료가늦어져환자의예후에있어서불량한결과를초래할수있다 20,22). 결핵은저소득층에서유병률이높은것으로보고되고있고, 이런경제적문제로인해증상발생부터초진까지의이환기간이길며, 다른질환으로의오진으로인해항결핵치료가시작될때는이미임상증상이상당히진행된경우가많다 15,20,22). 윤등 20) 은 1년이내가 69%, 1년이상인경우가 31%, Lafond 11) 는 42% 에서 6개월이상의이환기간을보고하였다. 본증례에서는영아에서발생한경우를제외한 5예에서증상발생후진단및항결핵화학요법이시작되기까지 6개월이상의 C E D F F i g u r e 2. (A-C) Plain radiographs of foot and ankle show diffuse osteoporosis in the midfoot without destruction of joint. (D) A granuloma composed of epitheloid histiocytes and multinucleated giant cells surrounding central caseous is seen (H&S stain 100). (E-F) Restoration of bone stock is visible in postoperative radiographs taken 19 months after surgery. 시간이경과하였다. 골및골관절결핵의임상양상은국소열, 부종, 발적등과함께미열, 체중감소등전신증상이동반될수있다. 폐결핵에의해 2차적으로혈액및임파절을통해속발하는것으로알려져있으나, 윤등 21) 은골및골관절결핵에서폐결핵및결핵성늑막염의빈도가 29.65% 로보고하였다. 또한결핵성골수염은폐병변외에도비뇨생식기계, 소화기계등다른부위의결핵과자주병발하여 Harris 등 7) 은 35.8%, 김등 12) 은 33% 에서타장기의결핵이동반된다고하였다. 본연구에서내원시활동성폐결핵을진단받은경우가 2예였으며과거결핵을앓은후완치판정을받은경우가 1예있었다. 발열체중감소등전신증상은활동성폐결핵이진단되었던 2예에서관찰되었다. 폐결핵을제외한타장기및골관절에결핵이병발한예는없었다. 동반된합병
6 최장석 곽희철 김정한 정훈재 증으로는누공형성이가장흔한것으로보고되고있으며 Lafond 11) 는 37%, 윤등 22) 은 11.47% 로보고하고있으며본연구에서는 2예에서관찰되었다. 골및골관절결핵은전체결핵의약 1~3%, 폐외결핵의 10% 를차지한다 5). 주로척추, 고관절등에서호발하며, 족부및족관절결핵은골관절결핵의 10% 정도로매우드문것으로보고하고있으며 5,14,15,18), 윤등 22) 도골관절결핵환자 172 예중단지 4예 (2.33%) 에서족관절에발생하였다고보고하였다. 본증례에서는족부결핵성골수염이 4예였으며, 족관절결핵이 2예, 족부관절결핵이 1예였다. Dhillon 등 5) 은족부의골관절결핵환자 22예에서종골과중족골에가장흔하게발생한다고하였으나, 본연구에서는결핵성골수염 4예중종골에서 1예, 입방골에서 1예, 거골에서 1예발생하였으며나머지 1예에서는중족골과주상골, 설상골에다발성으로발생하였다. 골및골관절결핵에서단순방사선검사상불분명한경화성경계를가지는낭종성변화, 골조송증및연부조직종창및관절간격감소가보일수있으며, 골막반응은거의관찰되지않는것으로보고되고있다 17,18,20). 병변은하나의골에국한되기보다는주로다발성으로발생하며낭종성변화는소아에서좀더흔하게관찰된다 18). 이런방사선학적소견은비특이적이며따라서만성골수염을비롯한다른병리상태와의감별이어렵다 5,15,19). Walker 등 21) 은 18명중 9명이오진되었으며결핵성골수염의확진까지 19개월이걸렸다고보고하였으며, 윤등 22) 도결핵성골수염의상당수가류마티스관절염으로오진되었다고보고하였다. 본증례에서는영아에서발생한 2예에서만낭종성변화가관찰되었고나머지증례에서는정상소견에서골조송증및관절간격감소및파괴등의다양한소견을보였다. 술전방사선소견만으로결핵성골수염을진단하기는어려웠으며, 실제로타병원에서본원으로전원된 6예에서는만성골수염, 봉와직염등의진단하에항생제복용중이었으며, 결핵성골수염이진단된예는없었다. 확진을위해서는도말및배양검사상결핵균을확인하거나, 조직생검을통하여건락성괴사를동반한만성육아종성염증을확인하여야한다 15,20). 골관절결핵의치료의원칙은항결핵화학요법을이용한내과적치료가우선되어야하며그에병행하여필요시수술적치료를시행할수있다 1,2,4). Dhillon 등 5) 은결핵성골수염에서항결핵화학요법에반응하지않거나동통과함께관절파괴가진행될때수술적치료를시행해야한다고주장하였다. 이외에도관절파괴나누루및농양형성시에는항결핵화학요법과더불어 수술적치료를병행하였을때결과가좋다고보고가있다 14,22). 심한골관절파괴가있는 2예에서는족관절유합술을시행하였으며 Inoue 등 9) 은진행된족관절결핵은대부분수술적치료가필요하며특히심한변형및통증이동반된경우관절고정술의좋은결과를주장하였다. 전례에서특별한합병증없이항결핵화학요법시행이후 4개월이내에 ESR, CRP 감소및창상치유가되었으며, 방사선학적소견상골소주의회복및골밀도증가등의회복소견을보였다. 술전만성족관절불안정및족관절연부조직종괴로진단된 1예는변형 Bröstrom 술식, 종괴절제술시행한후항결핵제투여를하였으나 9개월추시에서족관절의간격감소및파괴가진행되었다. 이는술후족관절결핵이진단된후항결핵화학요법을시행하였으나항결핵화학요법에잘반응하지않았으며이에따른추가적변연절제술및소파술이시행되지않아병변이진행한것으로사료된다. Inoue 등 9) 의주장대로항결핵제화학요법에반응하지않거나, 관절파괴성병변이동반된진행된결핵은수술적치료가필요하며농양형성및누공등의연부조직의합병증이발생시에철저한변연절제술및소파술을시행하는것이조기회복및재활에좋은결과를가져오는것으로생각된다. 결 론 족부의결핵성골수염은매우드물고임상양상및방사선학적소견이비특이적이기때문에진단의어려움이있어대부분증상의발현후수개월후에병원을방문한다. 따라서결핵성골수염의조기진단을위해서는국소열, 부종, 발적등과함께미열, 체중감소등전신증상이동반될경우결핵의가능성을의심해보는것이가장중요하다. 그치료에있어서는항결핵제화학요법이원칙이며이를위하여조기에생검을통한조직학적확진이병행되어야하며, 항결핵제화학요법에반응하지않거나, 관절파괴성병변, 농양형성및누공등의연부조직의합병증이발생시수술적방법을통하여결핵치료의효과를증대시킬수있을것으로사료된다. REFERENCES 1. Allen AR and Stevenson AW: A ten- year follow-up of combined drug therapy and early fusion in bone tuberculosis. J Bone Joint Surg, 49-A: , Allen AR and Stevenson AW: The results of combined drug therapy and early fusion in bone tuberculosis. J Bone Joint Surg, 39-A: 32-42,
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