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규철 경
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1 대한정형외과학회지 : 제 44 권제 6 호 2009 J Korean Orthop Assoc 2009; 44: DOI: /jkoa 정상면역체계를가진소아에서발생한비결핵항산성균에의한골수염 -2 예보고 - 배정연ㆍ최인호ㆍ김정렬 * 서울대학교의과대학정형외과학교실, * 전북대학교의과대학정형외과학교실 Osteomyelitis due to Nontuberculous Mycobacterium in Immunocompetent Children - Report of Two Cases - Jung Yun Bae, M.D., In Ho Choi, M.D., and Jung-Ryul Kim, M.D.* Department of Orthopaedic Surgery, Seoul National University College of Medicine, Seoul, *Department of Orthopaedic Surgery, Chonbuk National University College of Medicine, Jeonju, Korea Osteomyelitis caused by nontuberculous mycobacterium (NTM) is rare in immunocompetent children, and is often difficult to differentiate from a bone tumor, juvenile rheumatoid arthritis, soft-tissue inflammation and subacute osteomyelitis. We report NTM osteomyelitis in immunocompetent children that developed at the left distal femoral epiphysis in a 24-month-old boy and at both tali in a 7-year-old boy. Key Words: Nontuberculous mycobacterium, Osteomyelitis 비결핵항산성균 (nontuberculous mycobacterium or NTM; mycobacterium other than tuberculosis or MOTT) 은물이나토양동물등에다양하게서식하는균주로서 91종이발견된바있다. 이중 M. kansasii, M. marinum, M. scrofulaceum, M. avium complex (MAC) 등이대표적이다. 1) 결핵균과마찬가지로 NTM도호흡기계감염증을일으키는경우가많지만, 골관절감염증은상대적으로드물다. NTM 에의한골관절감염증은 AIDS 환자등면역저하자에서발생빈도가높고 2) 정상면역체계를갖는사람에게는매우드물게발생한다. 혈행성전파보다외상이나수술이후에직접적으로전파로발생하는경우가많다. 3) NTM 에의한골관절감염증은결핵균과비슷한임상증상을보이는데그증상이비특이적이고, 아급성의경과가지며균배양검사상음성이나오는경우가많아서진단이아주어렵다. 4) 조기에 접수일 :2009 년 9 월 30 일, 게재확정일 :2009 년 11 월 10 일교신저자 : 최인호서울시종로구대학로 101 서울대학교어린이병원정형외과 TEL: ㆍ FAX: inhoc@snu.ac.kr 진단하여치료할경우통증을최소화하고관절의변형을막을수있으나, 지연진단될경우광범위한골파괴와관절의구축을유발하므로조기진단의중요성이아주강조된다. 저자들은정상면역체계를가진소아에서발생한진단이어려웠던 NTM에의한골수염 2예를보고한다. 증례보고증례 1 이전에는건강하였다고알려진 24개월된남자환아가약 10일전발생한파행및좌측하지의통증을주소로타병원에서고관절의일과성활액막염진단하에진료받았으나증상이악화되어본원으로전원되었다. 내원당시 도의발열있었고, 좌측슬관절주위로심한압통과경도의종창이있었다. 관절운동의제한은없 Correspondence to In Ho Choi, M.D. Department of Orthopaedic Surgery, Seoul National University Children's Hospital, 101, Daehang-ro, Jongno-gu, Seoul , Korea Tel: , Fax: inhoc@snu.ac.kr 686

정상면역체계를가진소아에서발생한비결핵항산성균에의한골수염 687 었으나관절운동시통증을호소하였다. 혈액검사상, 백혈구수 126,000/μl 이었으며, ESR 76 mm/hr, CRP 0.7 mg/dl 였다. 단순방사선사진상좌측원위대퇴골골단에방사선투과성병변및주위연부조직의부종소견이관찰되었다 (Fig. 1).

Plain radiograph shows radiolucent lesion with some irregularity at the distal femoral epiphysis and mild soft tissue swelling around distal thigh. 천자액은장액혈액성으로점성이다소떨어진상태였다.

그러나수술후 4주경다시 38도이상의고열이발생하였으며이번에는약물반응에의한발열일가능성배제하기위해 vancomycin으로항생제를변경하였다. 수술후 7주경발열은없었으나슬관절에통증이지속되었고, 슬와부에종물이촉지되어 MRI를시행하였다.

2 정상면역체계를가진소아에서발생한비결핵항산성균에의한골수염 687 었으나관절운동시통증을호소하였다. 혈액검사상, 백혈구수 126,000/μl 이었으며, ESR 76 mm/hr, CRP 0.7 mg/dl 였다. 단순방사선사진상좌측원위대퇴골골단에방사선투과성병변및주위연부조직의부종소견이관찰되었다 (Fig. 1). MRI 에서좌측원위대퇴골골단의후내방에골용해성병변관찰되었고주변의활액막은미만성비후소견이관찰되었다 (Fig. 2). 대퇴원위골단에발생한급성골수염및화농성관절염진단하에관절경을이용하여절개배농술을시행하였고, 수술직후부터경험적항생제로 cefazolin을투여하였다. 관절 Fig. 1. Case 1. Plain radiograph shows radiolucent lesion with some irregularity at the distal femoral epiphysis and mild soft tissue swelling around distal thigh. 천자액은장액혈액성으로점성이다소떨어진상태였다. 수술장검체로시행한미생물배양검사, 항산균도말염색검사, 결핵균중합효소연쇄반응 (polymerase chain reaction assay; PCR) 에서모두음성소견보였다. 수술이후에도발열이지속된바, 호흡기감염에의한증상으로생각하고항생제를 cefotaxime 으로변경하였고이를 4주간투여하였다. 그러나수술후 4주경다시 38도이상의고열이발생하였으며이번에는약물반응에의한발열일가능성배제하기위해 vancomycin으로항생제를변경하였다. 수술후 7주경발열은없었으나슬관절에통증이지속되었고, 슬와부에종물이촉지되어 MRI를시행하였다. MRI 상, 병변의크기가증가한소견과함께골막하농양소견이보여, 결핵혹은비결핵항산성균에의한감염을강력하게의심하면서수술후 9주에슬와후방중앙부에피부를종방향으로절개를하고배농및조직검사를시행하였다. 농양을둘러싼막을터뜨리자묽은치즈비슷한베이지색의말랑말랑한건락성괴사물질이노출되었다. 검체를이용한미생물배양검사와항산균도말염색검사에서는음성소견을나타냈지만, PCR 에서양성소견을나타내어 NTM에의한골수염으로진단할수있었다. 이시기는증상시작약 3개월이경과한시점으로, clarithromycin, rifampicin, isoniazid 을투여하기시작하였다. 면역학적이상가능성에대해제검사상모두음성으로나왔다. 약물치료를받은지약 18개월에모든임상적증상이소실되고단순방사선사진상재발의증거없어약물치료를종료하였다 (Fig. 3). Fig. 2. Case 1. Contrast enhanced T1-weighted MR images show bony lesion with enhancement at the distal femoral epiphysis.

688 배정연ㆍ최인호ㆍ김정렬 Fig. 3. Case 1. Plain radiographs. (A) At 3 months after latest operation.

(B) 9 months after latest operation. Showing a sclerotic demarcation.

Well healing status of osteomyelitis without an evidence of recurrence. Fig. 4. Case 2.

swelling. Plain radiographs of the right (A, C) and left ankle (B, D).

타병원의초기의무기록에의하면 MRI 를포함하는방사선검사상우측거골에골용해성병변이관찰되었으며, 당시실시한우측족관절에서채취한조직검사에서골괴사소견이나타났다고하였다.

본원내원시시행한단순방사선소견상양측거골과종골에광범위한골파괴소견이관찰되었다 (Fig. 4).

혈액검 사상, 백혈구수 7,840/μl 였으며, ESR 13 mm/hr, CRP 0.03 mg/dl 이었다.

3 688 배정연ㆍ최인호ㆍ김정렬 Fig. 3. Case 1. Plain radiographs. (A) At 3 months after latest operation. Well-defined osteolytic lesion at left distal femur metaphysis and epiphysis. (B) 9 months after latest operation. Showing a sclerotic demarcation. (C) 18 months after latest operation. Well healing status of osteomyelitis without an evidence of recurrence. Fig. 4. Case 2. Plain radiographs show destructive bony lesion in both talus and calcaneus with ankle joint swelling. Plain radiographs of the right (A, C) and left ankle (B, D). 증례 2 본원에내원하기약 2년전부터우측족관절에통증이발생하여타병원에서연소기강직성척추염진단하에스테로이드를 2년간복용하였으나증상이호전되지않아전원되었던 7세남아이다. 타병원의초기의무기록에의하면 MRI 를포함하는방사선검사상우측거골에골용해성병변이관찰되었으며, 당시실시한우측족관절에서채취한조직검사에서골괴사소견이나타났다고하였다. 추시 5개월후에좌측거골하관절과종골에도골파괴소견이관찰되었고세침흡인검사상활액막비후소견이관찰되었으며, HLA B27 양성이었다고하였다. 본원내원시시행한단순방사선소견상양측거골과종골에광범위한골파괴소견이관찰되었다 (Fig. 4). 우측족관절 MRI 에서활액막비후소견및골수부종소견관찰되는등신경병관절병증 (neuropathic joint) 이나연소기류마티스관절염의심되는소견보였다 (Fig. 5). 혈액검 사상, 백혈구수 7,840/μl 였으며, ESR 13 mm/hr, CRP 0.03 mg/dl 이었다. ASO 양성, HLA B27 양성소견보였으나 RF와 FANA, VDRL은음성이었다. 신경전도검사, 체성감각유발전위검사, 우측비복신경에대한조직검사및흉요추 MRI 에서도특이소견없었다. 우측족관절로부터상당량의비후된활액막을제거할수있었다. 육안검사상, 족관절을이루는거골상단전방부의관절연골은연골하골조직으로부터분리되어있었고, 그일부는찢어지고유리체로관절내에남아있었다. 원위경골쪽의관절연골은상대적으로그상태가좋아보였다. 분리된거골의관절연골전방부는제거하였고, 노출된거골연골하골조직은미세골절시켰다. 활액막을이용한 PCR 검사상, NTM 양성소견보여 NTM 에의한골수염으로진단하였고, 이때부터 clarithromycin, ethambutol, rifampicin 을약 1년 6개월간투여하였다. 약물치료종료후 3년간재발소견은관찰되지않았다.

고찰 NTM 골관절염은전체결핵증례의 1-4% 정도로매우드물다. 5) NTM 골관절염은만성적인경과를갖는임상증상을비롯하여초기증상으로관절주위의골결핍, 연부조직의부종등결핵성골관절염과유사한점이많다. 결핵성관절염처럼삼출액에는단백가수분해효소가없어초기에는비교적연골의소실이나파괴가일어나지않다가말기에이르러서야심한관절파괴가나타나게된다.

4 정상면역체계를가진소아에서발생한비결핵항산성균에의한골수염 689 Fig. 5. Case 2. Contrast enhanced T1-weighted MR images show bone marrow signal change at the right talus and calcaneus with enhancement and joint effusion with strong enhancement of synovial membrane. 고찰 NTM 골관절염은전체결핵증례의 1-4% 정도로매우드물다. 5) NTM 골관절염은만성적인경과를갖는임상증상을비롯하여초기증상으로관절주위의골결핍, 연부조직의부종등결핵성골관절염과유사한점이많다. 결핵성관절염처럼삼출액에는단백가수분해효소가없어초기에는비교적연골의소실이나파괴가일어나지않다가말기에이르러서야심한관절파괴가나타나게된다. 6) 이런특징을갖기는하나진단적으로특수한 (pathognomic) 소견은아니며, 질병이상당히진행된후에는다른질병들과혼동되는경우가많다. 화농성혹은진균골수염, Brodie 농양등의감염성질환에서부터단순골낭종, 비골화성섬유종, 내연골종, 다발성골수종, 육종및전이성종양, 육아종증, Langerhans 세포조직구증, 연소기류마티스관절염, 신경병관절병증등과감별진단해야한다. 저자들은실제로두번째증례와유사하게양측거골하관절에광범위한골파괴가단순방사선사진에서관찰된증례가있었는데그환아는신경병관절병증의하나인선천적통각불감증및무한증 (congenital insensitivity to pain with anhidrosis; CIPA) 7) 으로진단되었다. 정상면역체계를가진소아에서골관절의 NTM 감염증은국외에서는매우드물게보고되고 8,9) 있지만국내에서는아직보고된바가없다. 저자들의두증례는면역체 계에이상이없는우리나라소아에서도 NTM에의한골관절염이발생할수있음을시사한다. 약물적치료는원인균에따라다소간에차이가있다. 근골격계에감염을일으키는빈도가상대적으로높은균은 MAC와 M. kansasii 이다. MAC 이라면치료는 clarithromycin ( 혹은 azithromycin) 과 ethambutol을기본으로세번째약제로 rifampin 이나 rifabutin을, 네번째약제로 amikacin 이나 streptomycin 을가감한다. M. kansasii 라면치료는 rifampin, ethambutol, isoniazid 병합요법을사용한다. 10) 활액막등의조직검체를이용한 PCR은확진검사는아니지만균배양검사에비해 NTM 골관절염을빠르고민감하게진단할수있으므로, 조기에 NTM 골관절염을진단하여복합약물을이용한치료를가능케하는유용한수단이라할수있겠다. 10) 참고문헌 1. Primm TP, Lucero CA, Falkinham JO 3rd. Health impacts ofenvironmental mycobacteria. Clin Microbiol Rev. 2004;17: Nightingale SD, Byrd LT, Southern PM, Jockusch JD, Cal SX, Wynne BA. Incidence of Mycobacterium avium intracellulare complex bacteremia in human immunodeficiency virus-positive patients. J Infect Dis. 1992;165:

5 690 배정연ㆍ최인호ㆍ김정렬 3. Falkinham JO 3rd. Epidemiology of infection by nontuberculous mycobacteria. Clin Microbiol Rev. 1996;9: Weigl JAI, Haas WH. Postoperative Mycobacterium avium osteomyelitis confirmed by polymerase chain reaction. Eur J Pediatr. 2000;159: O Brien RJ, Geiter LJ, Snider DE Jr. The epidemiology of nontuberculous mycobacterial diseases in the United States. Results from a national survey. Am Rev Respir Dis. 1987;135: De Vuyst D, Vanhoenacker F, Gielen J, Bernaerts A, De Schepper AM. Imaging features of musculoskeletal tuberculosis. Eur Radiol. 2003;13: Feldman DS, Ruchelsman DE, Spencer DB, Straight JJ, Schweitzer ME, Axelrod FB. Peripheral arthropathy in hereditary sensory and autonomic neuropathy types III and IV. J Pediatr Orthop 2009;29: Breda L, de Michele G, Nozzi M, De Sanctis S, Di Marzio D, Chiarelli F. Nontuberculous mycobacterial osteomyelitis: an unusual cause of hip pain in immunocompetent children. Rheumatol Int. 2009;29: Hayek S, Issakov J, Ezra E, Wientroub S, Yaniv M. Atypical mycobacterial granulomatous epiphyseal osteomyelitis in an immunocompetent child. J Pediatr Orthop B. 2003;12: Griffith DE, Aksamit T, Brown-Elliott BA, et al. An official ATS/IDSA statement: diagnosis, treatment, and prevention of nontuberculous mycobacterial diseases. Am J Respir Crit Care Med. 2007;175: = 국문초록 = 비결핵항산성균 (nontuberculous mycobacterium, NTM) 은면역체계에이상이없는소아에서는대단히드물게골수염을유발하며, 골종양, 연소기류마티스관절염, 연부조직의염증성질환, 아급성골수염등과비슷한증상을보여진단이어려운경우가많다. 저자들은면역저하가없는 24 개월남아의좌측원위대퇴골의골단과 7 세남아양측거골에발생한 NTM 골수염을경험하여보고하는바이다. 색인단어 : 비결핵항산성균, 골수염

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<3030392D332D313428BCADC1F8BCF62DC3B5B0E6BEC6292833392D3433292E687770> DTF! SFQPSU 대한족부족관절학회지: 제15권 제1호 2011 J Korean Foot nkle Soc. Vol. 15. No. 1. pp.39-43, 2011 중족부에 발생한 Mycobacterium abscessus 골수염 가톨릭대학교 의정부성모병원 영상의학과*, 인제대학교 일산백병원 내과, 정형외과 천경아* 곽이경 서진수 Mycobacterium