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= 증례보고 = 대한안과학회지 2012 년제 53 권제 2 호 J Korean Ophthalmol Soc 2012;53(2):333-337 pissn: 0378-6471 eissn: 2092-9374 http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2012.53.2.333 실리콘관삽입술로치료한후천눈물주머니낭종 1 예 반민섭 1 김미정 2 곽상인 2,3 공안과의원 1, 서울대학교병원안과 2, 서울대학교의과대학안과학교실 3 목적 : 후천눈물주머니낭종에대하여실리콘관삽입술을시행하여증상이호전된증례를경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례요약 : 17 세여자환자가태어날때부터있었던양안눈물흘림과내원 2 년전에발생한우측안쪽눈구석의종괴를주소로내원하였다. 종괴는우측안쪽눈구석바로아래의피부밑에위치하였고촉진시경계가분명하고다소단단하면서고정된양상이었다. 눈물소관관류검사에서양측모두반대쪽눈물점으로식염수가역류되었으며비강으로는배출되지않았다. 안와전산화단층촬영에서우측눈물주머니오목과골성코눈물관전체가확장되어있었고눈물주머니는 16 18 mm 의낭성종괴를형성한소견이관찰되었다. 양측선천코눈물관막힘및우측후천눈물주머니낭종진단하에가는눈물길더듬자로공통눈물소관을개방시킨후실리콘관삽입술을시행하였다. 수술후 1 년간경과관찰시우측안쪽눈구석의종괴가소실되었고우안의눈물증상이호전되었다. 결론 : 후천눈물주머니낭종의영상검사에서코눈물관말단부에만폐쇄가보여선천코눈물관막힘에동반된것으로판단되면일차적치료로실리콘관삽입술을시도해볼수있다. < 대한안과학회지 2012;53(2):333-337> 눈물주머니낭종은주로영유아에서발생하며안쪽눈구석인대아래쪽의눈물주머니위치에무통성의분홍색또는파란색의종괴로나타난다. 눈물흘림을동반하는경우가많으며, 이차감염이발생하면점액화농성분비물을보이는눈물주머니염이생기기도한다. 심한경우에는안와주위또는얼굴의연조직염으로파급될수있다. 1-4 눈물주머니낭종은대부분선천적원인에의해서발생하며원위부코눈물관의폐쇄와근위부의로센뮬러판막 (Rosenmüller valve) 의기능적폐쇄로인해눈물주머니안눈물의저류와눈물주머니확장이발생하는것이주기전으로설명되고있다. 1,5,6 성인에서발생하는후천눈물주머니낭종은상대적으로드물지만발생기전은영아에서와유사하게코눈물관의폐쇄로인하여이차적으로발생하는것으로생각한다. 7,8 영아에서생긴눈물주머니낭종의경우 33% 에서 76% 까지마사지나항생제치료와같은보존적치료만으로도호전을보인다고보고되어있다. 3,6,9,10 보존적치료에도호전을보이지않는경우에는하스너판 (valve of Hasner) 의폐 접수일 : 2011년 7월 25일 게재허가일 : 2011년 12월 8일 심사통과일 : 2011 년 8 월 29 일 책임저자 : 곽상인서울시종로구대학로 101 서울대학교병원안과 Tel: 02-2072-2879, Fax: 02-741-3187 E-mail: khwarg@snu.ac.kr 쇄를완화하기위해코눈물관탐침술을시도해보는것으로알려져있다. 3,11 하지만성인에서발생한후천눈물주머니낭종은이러한보존적방법으로는호전을기대하기힘들기때문에눈물주머니코안연결술을시행하고있다. 4,7,8,12,13 저자들은청소년기에눈물주머니낭종이후천적으로발생하였지만병력청취와영상검사후선천코눈물관막힘이기저질환으로판단되어실리콘관삽입술을시행하여치료한증례를경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례보고 17세여자환자가태어날때부터시작된양안눈물흘림과내원 2년여전부터우측안쪽눈구석에서만져지는종괴를주소로내원하였다. 환자는영유아기에양안코눈물관탐침술을 1회시행한적이있으나시술후에도눈물흘림이호전없이지속되었다고하였다. 이외수술, 외상, 종양, 각결막염, 눈물주머니염등의기저력은없었다. 세극등현미경검사에서양안눈물띠높이가증가되어있었으나양안위아래눈물점은모두정상적으로열려있었다. 양안눈물주머니를압박하였을때눈물점으로의역류는관찰되지않았다. 우측안쪽눈구석을촉진하였을때안쪽눈구석인대아래로경계가분명하면서단단한종괴가만져졌고종괴는고정된양상이었다. 종괴부위의발적, 부종, 국소열감, 압통등의소견은관찰되지않았다. 아래눈물점을통해식염 www.ophthalmology.org 333

- 대한안과학회지 2012년 제 53 권 제 2 호 - 수를 관류하였을 때 양쪽 모두 반대쪽 눈물점으로의 역류 시행해보기로 계획하고 국소마취하에 수술을 시행하였다. 가 관찰되었고 코 안으로의 배출은 없었다. 우측의 위ㆍ아래눈물소관으로 눈물길 더듬자를 삽입하 안와 전산화단층촬영에서 우측 눈물주머니 위치에서 였을 때 눈물주머니의 코쪽 단단한 벽에 닿는 느낌이 없어 16 18 mm 크기의 경계가 분명한 낭성 종괴가 관찰되었으 (soft stop), 제일 가는 더듬자로 공통눈물소관의 개방을 며(Fig. 1A, B), 골성 코눈물관이 말단부까지 확장되어 있 시도하였다. 조심스럽게 힘주어 삽입하였을 때 막힌 것이 는 소견이 관찰되었다(Fig. 2A, B). 좌측에서는 눈물주머 뚫리는 느낌이 있고 곧 단단한 벽(hard stop)이 느껴졌다. 니나 골성 코눈물관의 확장은 관찰되지 않았다. 병력과 이 이후 직경이 더 큰 더듬자를 차례로 사용하여 공통눈물소 학적 검진, 전산화단층촬영 소견을 바탕으로 양안 선천 코 관을 확장시켰고, 마지막엔 더듬자를 코눈물관으로 삽입하 눈물관막힘 및 이에 동반된 우측 후천 눈물주머니낭종으로 였다. 이때 코눈물관의 말단부에서 막이 뚫리는 느낌이 있 진단하고, 치료로 일단 양측 코눈물관 실리콘관 삽입술을 었고 더듬자를 제거하였을 때 환자는 목구멍으로 다량의 A B Figure 1. Axial (A) and coronal (B) scans of the contrast-enhanced orbital CT show a 16 18 mm sized, well-demarcated, non enhancing, low density mass (white arrow) in the lacrimal sac area of the right eye. A B Figure 2. Axial (A) and coronal (B) scans show that a bony nasolacrimal canal (white arrow) is also widened. 334 www.ophthalmology.org

- 반민섭외 : 후천눈물주머니낭종의실리콘관삽입치료 - 액체가울컥하고넘어온다고이야기하여눈물주머니낭종의내용물이코쪽으로배출된것으로판단하였다. 이후우측의위아래눈물소관을통하여실리콘관을별어려움없이삽입하였다. 좌측의경우위ㆍ아래눈물소관으로눈물길더듬자를삽입하였을때눈물주머니의코쪽단단한벽에닿는느낌 (hard stop) 이있었으며, 더듬자를코눈물관으로삽입하여진행하였을때코눈물관의말단부에서폐쇄가뚫리는느낌이있었다. 이후좌측에도우측과같은방법으로실리콘관을삽입하였다. 술후 6일째내원시우안눈물흘림은호전되었으며세극등현미경검사에서우안의눈물띠높이는정상이었다. 눈물주머니압박검사에도역류소견은보이지않았다. 술후 5 개월째재방문시우안눈물흘림은없었으며우측안쪽눈구석의종괴도소실된소견을보여서양안의실리콘관을제거하였다. 술후 1년째재방문시우안의눈물흘림은여전히없었으며안쪽눈구석부위종괴의재발또한없었다. 좌안은실리콘관삽입술후에도눈물흘림이지속되어전신마취하에피부경유눈물주머니코안연결술을시행하였다. 수술중좌측눈물주머니안쪽벽을수직절개하여눈물주머니를열었을때눈물주머니하부 1/3 부분과인접한코눈물관이폐쇄된것이관찰되었다. 상기수술시행후 3개월째경과관찰시좌안눈물흘림도호전되었다. 고찰 이증례는청소년기에눈물주머니낭종이후천적으로발생하였지만병력청취와영상검사소견으로선천눈물주머니낭종과유사한증례로판단한경우이다. 선천눈물주머니낭종의발생기전은눈물길원위부의하스너판이막힌상태에서눈물길근위부의일방이동판막 (one-way valve) 인로센뮬러판막의폐쇄로눈물이저류되고눈물주머니가팽창하게되어발생한다. 즉정상적으로는눈물이일방이동판막인로센뮬러판막을지나코눈물관을통과하여하스너판을통해비강으로배출되어야하는데윈위부의하스너판이폐쇄되어비강으로배출되지못하는상태에서일방이동판막의작용으로근위부도폐쇄되어눈물이유입은되나배출되지못하는상태가지속되고이로인해눈물주머니가확장되는것이다. 4-6,13 영아에서발생하는선천눈물주머니낭종은임상적으로선천코눈물관막힘의증상을보이면서안쪽눈구석부위의단단하고푸른색을보이는종괴로관찰된다. 1-3 종종코눈물관까지도확장되어코안아래코선반앞쪽으로도낭종을형성하기도한다. 14-16 감별할질환으로는눈물주머니종양, 눈물주머니곁주머니, 유피낭종, 수막뇌탈출증등이있다. 6,8,13 선천눈물주머니낭종에대한수술적치료필요여부에는논란이있으며저자에따라다양하게보고되고있다. Schnall and Christian 10 은선천눈물주머니낭종 21예를대상으로한조사에서 16예 (76%) 에서는약물치료만으로 1일에서 6 일이내에관해되었으며 5예에서만약물치료에반응이없어서코눈물관탐침술을시행하였다고보고하였다. Harris and DiClementi 1 는선천눈물주머니낭종 4예를대상으로 3 예에서는보존적치료를통하여 8주이내에후유증없이증상이소실되었으나 1예에서눈물주머니염이동반되어실리콘관삽입이필요하였다고보고하였다. 하지만 Mansour et al 3 은 54예중 75% 에서눈물주머니염이있었으며그중 17 예에서는안와연조직염이동반되어결국 83% 에서코눈물관탐침술을시행하였다고보고하였다. Becker 11 또한 27 명 29안의선천눈물주머니낭종을대상으로한연구에서 26안 (89.7%) 에서 1회이상의코눈물관탐침술을시행하였으며눈물주머니염, 안와연조직염의발생률을낮추고수술성공률을높이기위하여조기에코눈물관탐침술을시행하는것이필요하다고주장하였다. 정리하면선천눈물주머니낭종의경우눈물주머니마사지와온찜질등의보존적치료를시행하고눈물주머니염및안와연조직염이합병되었을때에는국소적혹은전신적항생제의투여가필요하며보존적치료의효과가없거나코안낭종으로인한호흡곤란이있을때는코눈물관탐침술이나코안낭종의주머니형성술, 또는실리콘관삽입술등의수술적치료가권장되고있다. 3,9-11,17-19 성인에서발생한후천눈물주머니낭종도영아에서와유사한기전으로발생할것으로생각되고있다. 그러나코눈물관폐쇄의원인이특발성인경우가가장흔하며, 코눈물관의종양, 얼굴뼈의골절이나비강이나부비동의수술로인한이차적폐쇄인경우도있다. 또한공통눈물소관의폐쇄의기전도코눈물관폐쇄에따른눈물주머니팽창외에만성적인눈물주머니염증과로센뮬러판막부위의염증에의한경우가흔하다는것이영아에서의선천눈물주머니낭종발생과의차이점이다. 7,8,13 즉성인에서발생한후천눈물주머니낭종은만성눈물주머니염및공통눈물소관의반흔성변화를동반하는경우가흔하므로눈물주머니마사지나온찜질, 항생제치료등의보존적치료나코눈물관탐침술의시행만으로는호전을기대하기힘들어일차치료로서눈물주머니코안연결술이시행되고있다. 4,7,8,12 Woo and Kim 7 은성인에서발생한눈물주머니낭종 4예에대하여낭종의절제및눈물주머니코안연결술또는눈물소관코안연결술, 결막눈물주머니코안연결술등의수술적치료를성공적으로시행하였다고보고하였다. 이와같이성인환자에서 www.ophthalmology.org 335

- 대한안과학회지 2012 년제 53 권제 2 호 - 후천적으로발생한눈물주머니낭종에대해내시경적혹은관혈적눈물주머니코안연결수술을시행함으로써성공적으로치료된증례가다수보고되었다. 4,7,8,12 이증례도후천적으로발생한눈물주머니낭종이므로치료를위하여눈물주머니코안연결술을우선생각해볼수도있다. 그러나이증례는 15세경에후천적으로눈물주머니낭종이발생하였지만, 태어날때부터눈물흘림이있었다는점과안와전산화단층촬영에서골성코눈물관의말단부까지확장된소견을보였기때문에성인에서일반적으로발생하는눈물주머니낭종과는달리영아에발생하는선천눈물주머니낭종에가깝다고판단하였고따라서일차적으로실리콘관삽입술을시행하였다. 이증례가실리콘관삽입술만으로도증상이호전된것은다행스럽게공통눈물소관의폐쇄가유착이심한경우가아니었고코눈물관말단부의막성폐쇄외에다른해부학적기형이없었기때문으로생각한다. 즉눈물소관더듬자검사에서더듬자삽입초기우측위 아래눈물소관에서 soft stop이었지만가는더듬자를약간힘주어삽입하였을때 hard stop으로변화되었던것은우측공통눈물소관의유착이심하지않았다는것을의미하고, 눈물길더듬자로하스너판을통과시킨후실리콘관삽입을쉽게하였는데이는코눈물관의폐쇄가원위부의막성폐쇄만부분적으로있었음을의미한다. 좌안에서는눈물주머니낭종의형성은없었지만코눈물관원위부의하스너판폐쇄에의한선천코눈물관막힘이전반적인코눈물관의막힘으로확산되었기때문에실리콘관삽입술만으로는증상이호전되지않은것이라생각한다. 이증례와같이후천적으로발생한눈물주머니낭종이라도출생시부터눈물흘림이있고, 안와전산화단층촬영에서골성코눈물관의확장등선천코눈물관막힘에동반된눈물주머니낭종을시사하는소견이있는경우, 즉코눈물관의폐쇄가매우부분적이라고판단되는경우에는눈물주머니코안연결술에앞서일차적으로실리콘관삽입술을시도해보는것이좋다고생각한다. 참고문헌 1) Harris GJ, DiClementi D. Congenital dacryocystocele. Arch Ophthalmol 1982;100:1763-5. 2) On YH, Shin H. A case report of congenital dacryocystocele (Dacryocystitis Neonatorum). J Korean Ophthalmol Soc 1984;25: 297-301. 3) Mansour AM, Cheng KP, Mumma JV, et al. Congenital dacryocele. A collaborative review. Ophthalmology 1991;98:1744-51. 4) Lee JH, Moon SW, Shin YW, Lee YJ. Dacryocystocele in adult: A report of five cases. J Korean Ophthalmol Soc 2010;51:751-7. 5) Jones LT, Wobig JL. Surgery of the Eyelids and Lacrimal System, 1st ed. Birmingham, AL: Aesculapius Publishing Co, 1976;162-7. 6) Weinstein GS, Biglan AW, Patterson JH. Congenital lacrimal sac mucoceles. Am J Ophthalmol 1982;94:106-10. 7) Woo KI, Kim YD. Four cases of dacryocystocele. Korean J Ophthalmol 1997;11:65-9. 8) Lai PC, Wang JK, Liao SL. A case of dacryocystocele in an adult. Jpn J Ophthalmol 2004;48:419-21. 9) Wong RK, VanderVeen DK. Presentation and management of congenital dacryocystocele. Pediatrics 2008;122:e1108-12. 10) Schnall BM, Christian CJ. Conservative treatment of congenital dacryocele. J Pediatr Ophthalmol Strabismus 1996;33:219-22. 11) Becker BB. The treatment of congenital dacryocystocele. Am J Ophthalmol 2006;142:835-8. 12) Eloy P, Martinez A, Leruth E, et al. Endonasal endoscopic dacryocystorhinostomy for a primary dacryocystocele in an adult. B-ENT 2009;5:179-82. 13) Bhaya MH, Meehan R, Har-El G. Dacryocystocele in an adult: endoscopic management. Am J Otolaryngol 1997;18:131-4. 14) Menestrina LE, Osborn RE. Congenital dacryocystocele with intranasal extension: correlation of computed tomography and magnetic resonance imaging. J Am Osteopath Assoc 1990;90:264-8. 15) Teixeira CC, Dias RJ, Falcão-Reis FM, Santos M. Congenital dacryocystocele with intranasal extension. Eur J Ophthalmol 2005; 15:126-8. 16) Oh YK, Lee DS, Kim SY, Ye MK. A case of bilateral congenital dacryocystoceles with nasolacrimal duct cysts. J Korean Ophthalmol Soc 2002;43:781-5. 17) Shekunov J, Griepentrog GJ, Diehl NN, Mohney BG. Prevalence and clinical characteristics of congenital dacryocystocele. J AAPOS 2010;14:417-20. 18) Cavazza S, Laffi GL, Lodi L, et al. Congenital dacryocystocele: diagnosis and treatment. Acta Otorhinolaryngol Ital 2008;28:298-301. 19) Shashy RG, Durairaj V, Holmes JM, et al. Congenital dacryocystocele associated with intranasal cysts: diagnosis and management. Laryngoscope 2003;113:37-40. 336 www.ophthalmology.org

- 반민섭외 : 후천눈물주머니낭종의실리콘관삽입치료 - =ABSTRACT= A Case of Acquired Dacryocystocele Treated by Lacrimal Silicone Intubation Min Seop Pahn, MD 1, Mi Jeung Kim, MD 2, Sang In Khwarg, MD 2,3 Kong Eye Clinic 1, Seoul, Korea Department of Ophthalmology, Seoul National University Hospital 2, Seoul, Korea Department of Ophthalmology, Seoul National University College of Medicine 3, Seoul, Korea Purpose: To report a case of an acquired dacryocystocele successfully treated with bicanalicular silicone intubation and to review relating literature. Case summary: A 17-year-old girl visited our clinic with tearing of both eyes since birth and a mass on the right medial canthal area for 2 years. A firm, non-tender mass with a well-demarcated border was palpated in the subcutaneous level just inferior to the right medial canthal ligament. Lacrimal irrigation via the lower punctums showed reflux through the opposite punctums without nasal passage in both of her eyes. Computed tomographic scan showed a widening of the right lacrimal sac fossa and bony nasolacrimal canal and a 16 18 mm sized cyst-like mass in the right lacrimal sac. The patient was diagnosed with right acquired dacryocystocele associated with bilateral congenital nasolacrimal duct obstructions. After opening of the obstructed common canaliculus using a fine lacrimal probe, silicone intubation was performed. The tearing symptom improved and the mass disappeared during the subsequent follow-up period of 1 year. Conclusions: When only accompanied by distal nasolacrimal duct obstruction, acquired dacryocystocele can be inferred to be associated with congenital nasolacrimal duct obstruction. Subsequently, bicanalicular silicone intubation can be considered as a treatment of choice. J Korean Ophthalmol Soc 2012;53(2):333-337 Key Words: Congenital nasolacrimal duct obstruction, Dacryocystocele, Silicone intubation Address reprint requests to Sang In Khwarg, MD Department of Ophthalmology, Seoul National University Hospital #101 Daehak-ro, Jongno-gu, Seoul 110-744, Korea Tel: 82-2-2072-2879, Fax: 82-2-741-3187, E-mail: khwarg@snu.ac.kr www.ophthalmology.org 337