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1 대한안과학회지 2010 년제 51 권제 7 호 J Korean Ophthalmol Soc 2010;51(7): pissn: eissn: DOI : /jkos = 증례보고 = 안와골절수술후발생한두가지상피세포를가진안와점액낭종 1 예 김미진 1 이민정 1 김찬중 1 김남주 1,2 정호경 1,3 곽상인 1 서울대학교의과대학안과학교실 1, 분당서울대학교병원안과 2, 서울대학교보라매병원안과 3 목적 : 안와골절수술후발생한, 조직학적으로두종류의상피세포를가진안와점액낭종 1 예를보고하고자한다. 증례요약 : 10 년전타병원에서좌측안와골절정복술을받은 53 세환자가 2 년전부터발생한좌안안구돌출을주소로내원하였다. 내원시좌안의상방편위와 4 mm 의안구돌출및좌안의내전, 상전, 하전장애가관찰되었다. 전산화단층촬영에서좌측안와하부에조영증강이되지않는낭종이관찰되었고, 안와하벽과내벽은코곁굴쪽으로편위되어있었다. 아래결막구석절개및누구절개를통해기존의삽입물과낭종을모두제거하고, MEDPOR TITN TM implant 를이용하여안와하벽및내벽을재건하였다. 최초병리진단은상피낭종이었으나, 조직표본을재검토한결과중층편평상피세포와거짓중층섬모원추상피세포의두가지상피세포가관찰되어점액낭종으로진단하였다. 수술후안구돌출과안구운동장애가호전되었다. 결론 : 안와골절수술후낭종이발생하였을때, 점액낭종의가능성도의심하여야한다. < 대한안과학회지 2010;51(7): > 안와골절이발생하면골절된부위로안구주변조직이탈출하여안구운동장애로인한복시와안구함몰이생길수있다. 안과골절정복술은안와골절틈새로탈출된조직을조심스럽게안와내로복원시켜안구운동을회복시키고뼈대용삽입물을삽입하여안구함몰을예방또는교정하는것을목적으로한다. 안와골절정복술후안와삽입물과관련하여발생하는합병증으로뼈대용삽입물의탈출및감염, 뼈대용삽입물의이동으로인한눈물주머니염이있으며, 안와삽입물이두꺼운경우안구의상방편위가야기될수있다. 1-3 또한삽입물주위로낭종이발생하고안구돌출이유발될수있는데, 대개는혈성낭종 (hematic cyst) 을형성하는것으로알려져있고점액낭종이나상피낭종은매우드물게보고된다. 4-8 점액낭종이나상피낭종의경우조직학적으로한가지의상피세포만이관찰되는것이일반적이다. 저자들은안와골절수술후발생한, 조직학적으로두종류의상피세포를갖는안와점액낭종 1예를경험하여보고하고자한다. 접수일 : 2010 년 2 월 25 일 심사통과일 : 2010 년 5 월 4 일 책임저자 : 곽상인서울특별시종로구연건동 28 서울대학교병원안과 Tel: , Fax: khwarg@snu.ac.kr * 본논문의요지는 2009 년대한안과학회제 102 회학술대회에서포스터로발표되었음. 증례보고 53세남자가좌안안구돌출을주소로내원하였다. 10년전좌안수상후좌측안와골절과홍채수정체진탕이발생하여타병원에서다공성폴리에틸렌판과실리콘판 (Silastic sheet) 을이용하여좌안안와골절교정수술을받은병력이있었다. 수술후안구함몰이나복시등의합병증은없었고, 4년전좌안의백내장수술을시행받았다. 이후외상력없이지내오던중 2년전부터좌안의안구돌출이발생하였다. 이에 7개월전같은병원에서좌측안와혈종의심하에혈종배액술을시행하고다공성폴리에틸렌판을추가로삽입하였다. 수술후에일시적으로안구돌출이호전되었으나, 2개월전좌안의안구돌출이재발하였다. 본원초진내원시나안시력은우안 1.2, 좌안 0.2였으며, 안압은우안 11 mmhg, 좌안 16 mmhg 이었다. 좌안의홍채결손이관찰되었고동공반사는다소느린반응을보였다. 안구돌출검사에서우안 18 mm, 좌안 22 mm로좌안 4 mm 의안구돌출소견을보였다 (Fig. 1). 안구운동검사에서원거리정면주시시 15프리즘디옵터의외사시와 15프리즘디옵터의좌안상사시가관찰되었으며, 좌안의상전, 외전, 하전장애가관찰되었다. 타병원에서시행하였던전산화단층촬영에서좌측안와하부에조영증강이되지않는균일한음영의낭성종괴와위턱굴혼탁소견이관찰되었으며, 이전수술중삽입된다공성폴리에틸렌판과실리콘판이관찰되 998

- 김미진 외 : 안와골절수술 후 발생한 안와점액낭종 - 하였다. 결막절개 및 누구절개법을 통하여 기존에 삽입된 다공 성 폴리에틸렌판을 제거하고 실리콘판과 함께 낭종을 완전 제거하고, MEDPOR TITNTM orbital implant (1.0 mm thickness, POREX Corp.

안과수술과 더불어 이비인후과에서 코 경유 위턱굴 개방술을 시행하여 위턱굴 내에 차 있는 점액 및 고름을 제 거하였다. 병리조직 검사상 낭종은 약 0.

그러나 병리조직 표본을 재검토한 결과 낭 벽의 일부는 거짓중층섬모원추상피세포로 이루어져 있는 것이 관찰되어, 중층편평상피세포와 거짓중층섬모원추상피 Figure 1.

세포의 두 가지 상피세포로 둘러싸여 있는 점액낭종으로 었고, 안와 하벽과 내벽은 코곁굴 쪽으로 편위되어 있었다 mm로 좌안 안구돌출이 호전되고, 안구운동장애는 관찰되 (Fig. 2). 이에 좌측 안와의 혈성낭종과 위턱굴 내의 폐쇄성 지 않았다.

2 - 김미진 외 : 안와골절수술 후 발생한 안와점액낭종 - 하였다. 결막절개 및 누구절개법을 통하여 기존에 삽입된 다공 성 폴리에틸렌판을 제거하고 실리콘판과 함께 낭종을 완전 제거하고, MEDPOR TITNTM orbital implant (1.0 mm thickness, POREX Corp., G, US)을 이용하여 안와하벽 및 내벽을 재건하였다. 수술 중 낭종은 이전의 수술에서 하 벽재건 목적으로 삽입한 다공성 폴리에틸렌판의 바로 위에 서 발견되었고, 낭종은 박리 도중에 터졌고 내부에 암갈색 의 장액과 실리콘판이 들어 있는 것이 관찰되었다. 낭종을 뒤쪽까지 완전히 박리하여 내부의 실리콘판과 함께 제거하 였다. 안과수술과 더불어 이비인후과에서 코 경유 위턱굴 개방술을 시행하여 위턱굴 내에 차 있는 점액 및 고름을 제 거하였다. 병리조직 검사상 낭종은 약 0.1 cm 두께의 낭벽을 가진 균일한 단방성 구조를 보였고, 중층편평상피세포로 이루어 진 낭벽과 낭벽의 주위 조직에 콜레스테롤 육아종과 염증 세포 침윤 소견이 관찰되어 최초 병리 진단은 상피낭종으 로 보고되었다. 그러나 병리조직 표본을 재검토한 결과 낭 벽의 일부는 거짓중층섬모원추상피세포로 이루어져 있는 것이 관찰되어, 중층편평상피세포와 거짓중층섬모원추상피 Figure 1. Preoperative appearance of the patient showing superior displacement () and exophthalmos () of the left eye. 세포의 두 가지 상피세포로 둘러싸여 있는 점액낭종으로 었고, 안와 하벽과 내벽은 코곁굴 쪽으로 편위되어 있었다 mm로 좌안 안구돌출이 호전되고, 안구운동장애는 관찰되 (Fig. 2). 이에 좌측 안와의 혈성낭종과 위턱굴 내의 폐쇄성 지 않았다. 수술 후 11개월 후까지 재발 없이 정기적으로 염증을 의심하여 안과와 이비인후과와의 협동수술을 결정 경과관찰 중이다(Fig. 4). 진단하였다(Fig. 3). 수술 1개월 후 좌안의 나안시력은 0.4 로 호전되었고, 안구돌출계검사 상 우안 18 mm, 좌안 19 Figure 2. Preoperative Orbital CT. () xial view demonstrates large, non-enhancing soft tissue mass with relative low density occupying inferolateral extraconal portion of the left orbit. () Coronal view showed haziness of the maxillary sinus and a large, non-enhancing, cystic tumor in the left inferior orbit with the inferior and medial wall displaced toward the paranasal sinus. Previously implanted silastic sheet (arrowhead) and polyethylene sheets (arrow) are observed. 999

- 대한안과학회지 2010년 제 51 권 제 7 호 - C D Figure 3. Histopathology of the cyst. () Low magnification view shows an unilocular cyst which had even wall thickness of 1 mm.

(C) Stratified squamous epithelium lining the cystic cavity.

저절로 찰 배출로가 폐쇄되기도 하나 외상이나 수술, 염증, 종양 등에 안와골절 후 삽입물에 의한 합병증으로 삽입물의 탈출과 의해 폐쇄가 일어나면 호흡기 상피세포의 분비액이 배액 위치이동, 감염 등이 있고, 드물게 안와낭종이 발생할 수 있 되지 못하여 코곁굴 내의 압력을 높여 호흡기상피세포로 다.

점액낭종은 거짓중층섬모원추 이와 달리 인공삽입물을 이용한 안와골절교정술 후 발생 상피세포로 둘러싸여 있는 낭종성 질환으로 기질 내 염증 한 점액낭종의 발생기전으로는 수상에 의해 안와골절이 발 것으로 보고되고 있다.

3 - 대한안과학회지 2010년 제 51 권 제 7 호 - C D Figure 3. Histopathology of the cyst. () Low magnification view shows an unilocular cyst which had even wall thickness of 1 mm. () There are multiple needle-shaped spaces consistent with cholesterol clefts and inflammatory cells in the adjacent soft tissue of the cyst. (C) Stratified squamous epithelium lining the cystic cavity. (D) Pseudostratified ciliated columnar epithelium in the other area of the cyst wall (H&E staining, magnification 40 (, ), 400 (C, D)). 고 출로가 폐쇄되어 발생하는 것으로 생각되고 있다. 저절로 찰 배출로가 폐쇄되기도 하나 외상이나 수술, 염증, 종양 등에 안와골절 후 삽입물에 의한 합병증으로 삽입물의 탈출과 의해 폐쇄가 일어나면 호흡기 상피세포의 분비액이 배액 위치이동, 감염 등이 있고, 드물게 안와낭종이 발생할 수 있 되지 못하여 코곁굴 내의 압력을 높여 호흡기상피세포로 다. 안와삽입물과 관련하여 발생하는 안와낭종으로는 혈성 둘러싸인 낭종이 팽창하고, 크기가 커지면 안와 내로 확대 6,9,10 낭종이 가장 흔하게 보고되며, 4-5,8 점액낭종은 매우 드문 되기도 한다. 점액낭종은 거짓중층섬모원추 이와 달리 인공삽입물을 이용한 안와골절교정술 후 발생 상피세포로 둘러싸여 있는 낭종성 질환으로 기질 내 염증 한 점액낭종의 발생기전으로는 수상에 의해 안와골절이 발 것으로 보고되고 있다. 4,5 8 생하면서 탈출한 안와조직과 접촉한 호흡기상피세포 즉, 거 에 의해 거짓중층섬모원추상피세포로 구성된 점액낭종이 짓중층섬모원추상피세포가 직접 안와 내로 이식되거나 정 보고된 바 있다. 그러나 중층편평상피세포와 거짓중층섬모 복술을 시행하는 도중 호흡기상피세포가 이식될 가능성을 원추상피세포의 두 가지 세포로 구성된 안와 내 낭종은 국 생각해 볼 수 있다.8,11,12 세포의 침윤이 동반될 수 있다. 국내에서는 Kwun et al 내에서는 아직 보고된 바 없으며, 세계적으로도 지금까지 단 2예만이 보고되었다.7 7 Tan et al 은 실리콘삽입물을 이용한 안와골절정복술 후 발생한 두 가지 종류의 세포로 구성된 점액낭종 2예를 보고 점액낭종은 일반적으로 코곁굴에서 발생하며, 형성되는 하면서 이의 발생기전으로 두 가지 가설을 제시한 바 있다. 기전은 아직 명확히 밝혀져 있지는 않으나, 코곁굴로의 배 외상이나 수술 중 코곁굴 안의 거짓중층섬모원추상피세포 1000

또한 안와골절수술 시 코곁굴 의 점막이 안와 내로 이식되지 않도록 주의해야 하며, 병리 조직 결과 보고가 예상과 다른 경우 조직슬라이드를 다시 확인하는 것이 필요하다. 참고문헌 Figure 4.

4 - 김미진 외 : 안와골절수술 후 발생한 안와점액낭종 - 이고, 조영 증강되지 않는 소견이 점액낭종을 시사하였다. 점액낭종은 완전히 절제하여 치료하며, 낭종절제술 후 11,13 약 7%에서 다시 재발하는 것으로 보고되었다. 안와골 절정복술 후 낭종이 발생하였을 때 가장 높은 발생률을 보 이는 혈성낭종만을 우선적으로 의심하고 배액술만 시행할 것이 아니라 점액종의 가능성도 함께 의심하여 완전절제를 고려하여야 한다고 생각한다. 또한 안와골절수술 시 코곁굴 의 점막이 안와 내로 이식되지 않도록 주의해야 하며, 병리 조직 결과 보고가 예상과 다른 경우 조직슬라이드를 다시 확인하는 것이 필요하다. 참고문헌 Figure 4. Eleven months postoperative appearance of the patient showing improved superior displacement () and exophthalmos () of the left eye. 가 안와 내로 들어가게 되고 경도의 만성적인 염증에 의해 편평상피화생을 일으키게 되어 두 종류의 상피세포를 가진 낭종이 발생할 가능성이 있다. 또한 안와의 수상 후 봉합술 을 시행하거나 결막절개를 통한 안와수술을 시행하면서 중 층편평상피세포가 안와 내로 유입되고, 코곁굴 안의 거짓중 층섬모원추상피세포가 외상이나 수술 중 안와내로 들어와 두 가지 세포로 이루어진 낭종이 발생하였을 수 있다. 그러 나 두 번째 가설은 서로 다른 기원의 상피가 단방성의 낭종 을 형성하기 힘들다는 점에서 가능성이 낮다고 생각한다고 하였다. 본 증례에서 콜레스테롤 육아종에서 관찰될 수 있는 콜 레스테롤 성열이 관찰되었으나, 상피성분이 관찰되므로 콜 레스테롤 육아종과의 감별이 가능하며 전산화단층촬영에서 낭종 내에 균질하게 점액과 동일한 밀도의 음영 소견을 보 1) Mauriello J Jr, Fiore PM, Kotch M. Dacryocystitis. Late complication of orbital floor fracture repair with implant. Ophthalmology 1987;94: ) rown E, anks P. Late extrusion of alloplastic orbital floor implants. r J Oral Maxillofac Surg 1993;31: ) Rubin P, ilyk JR, Shore JW. Orbital reconstruction using porous polyethylene sheets. Ophthalmology 1994;101: ) Neves R, Yeatts RP, Martin TJ. Pneumo-orbital cyst after orbital fracture repair. m J Ophthalmol 1998;125: ) Tahhan M, lkhardaji F, Durrani OM, Price NJ. Intraorbital epithelial cyst formation: a rare complication of silastic implantation. rch Ophthalmol 2002;120: ) Glavas I, Lissauer, Hornblass. Chronic subperiosteal hematic cyst formation twelve years after orbital fracture repair with alloplastic orbital floor implant. Orbit 2005;24: ) Tan CS, ng LP, Choo CT, et al. Orbital cysts lined with both stratified squamous and columnar epithelia: a late complication of silicone implants. Ophthal Plast Reconstr Surg 2006;22: ) Kwun YK, Kim YD. Two cases of mucocele after orbital fracture repair. J Korean Ophthalmol Soc 2009;50: ) Kang SJ, Kwak IH. Hematic cyst formation after repair of blow-out fracture. Korean J Ophthalmol 1996;10: ) Lee S, Park KS, Kim YD. Orbital cyst after repair of blow-out fracture. J Korean Ophthalmol Soc 1999;40: ) James CR, Lyness R, Wright JE. Respiratory epithelium lined cysts presenting in the orbit without associated mucocele formation. r J Ophthalmol 1986;70: ) Mee JJ, McNab, McKelvie P. Respiratory epithelial orbital cysts. Clin Experiment Ophthalmol 2002;30: ) Wang TJ, Liao SL, Jou JR, Lin LL. Clinical manifestations and management of orbital mucoceles: the role of ophthalmologists. Jpn J Ophthalmol 2005;49:

5 - 대한안과학회지 2010 년제 51 권제 7 호 - =STRCT= Case of Orbital Mucocele Lined With Two Types of Epithelial Cells fter Orbital Wall Fracture Repair Mijin Kim, MD 1, Min Joung Lee, MD 1, Chan-Joong Kim, MD 1, Nam Ju Kim, MD 1,2, Ho-Kyung Choung, MD 1,3, Sang In Khwarg, MD 1 Department of Ophthalmology, Seoul National University College of Medicine 1, Seoul, Korea Department of Ophthalmology, Seoul National University undang Hospital 2, Seongnam, Korea Department of Ophthalmology, Seoul National University oramae Hospital 3, Seoul, Korea Purpose: The authors report a case of orbital mucocele lined with two types of histological epithelial cells developed after repair of the orbital wall fractures. Case summary: 53-year-old man presented with proptosis of the left eye for two years. The patient had a history of left orbital inferomedial wall fracture repair ten years earlier at a different hospital. Examination revealed 4 mm proptosis and superior globe displacement of the left eye. Restriction of left ocular movements on elevation, depression and adduction were observed. computed tomography scan demonstrated a large, non-enhancing, cystic tumor in the left inferior orbit with the inferior and medial wall displaced toward the paranasal sinus. n orbital cystic tumor was excised with the removal of previously-inserted orbital implant via a transconjunctival and transcaruncular approach. The inferior, and medial orbital walls were reconstructed using a MEDPOR TITN TM implant. The initial pathologic diagnosis was epidermal cyst. Histopathologic re-review revealed an orbital cyst lined with both stratified squamous epithelium and pseudostratified ciliated columnar epithelium, thus diagnosis was changed to orbital mucocele. Proptosis and restriction in ocular motility improved postoperatively. Conclusions: Mucocele formation should be considered in patients in whom a cyst developed after orbital fracture repair. J Korean Ophthalmol Soc 2010;51(7): Key Words: Implant, Mucocele, Orbital fracture repair ddress reprint requests to Sang In Khwarg, MD Department of Ophthalmology, Seoul National University College of Medicine #28 Yongon-dong, Chongno-gu, Seoul , Korea Tel: , Fax: , khwarg@snu.ac.kr 1002

(49-54)Kjhps004.hwp

(49-54)Kjhps004.hwp Biliary Cystadenoma and Cystadenocarcinoma of the Liver Jae Hoon Lee, M.D., Dong Ho Choi, M.D. 1, Kyeong Geun Lee, M.D., Hwon Kyum Park M.D. and Kwang Soo Lee, M.D. Department of Surgery, College of Medicine,