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해인 양
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대한안과학회지 2013 년제 54 권제 10 호 J Korean Ophthalmol Soc 2013;54(10):1594-1598 pissn: 0378-6471 eissn: 2092-9374 http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2013.54.10.1594 = 증례보고 = 아래눈꺼풀의이소성눈물샘에서발생한다형성샘종 1 예 정현호 오한진 윤경철 전남대학교의과대학안과학교실 목적 : 눈꺼풀에매우드물게발생하는이소성다형성샘종으로진단된 1 예를경험하였기에보고하고자한다.

1 대한안과학회지 2013 년제 54 권제 10 호 J Korean Ophthalmol Soc 2013;54(10): pissn: eissn: = 증례보고 = 아래눈꺼풀의이소성눈물샘에서발생한다형성샘종 1 예 정현호 오한진 윤경철 전남대학교의과대학안과학교실 목적 : 눈꺼풀에매우드물게발생하는이소성다형성샘종으로진단된 1 예를경험하였기에보고하고자한다. 증례요약 : 36 세남자환자가약 1 년전부터서서히커지기시작한좌측아래눈꺼풀의결절을주소로내원하였다. 이학적검사상좌측아래눈꺼풀의바깥쪽 1/3 지점에단단한, 무통성의피하종물이관찰되었으며, 그외이학적특이소견은없었다. 안와전산화단층촬영상 cm 크기의, 비균질하게조영증강되는, 경계가명확한결절성병변이관찰되었고, 이에대해완전절제술과조직병리검사를시행하였다. 종물은결막과아래눈꺼풀에인접하지않은위치에있었으며, 조직병리검사결과점액성간질조직에싸인샘구조물이관찰되어이소성눈물샘에서발생한다형성샘종으로진단하였다. 술후 6 개월까지병변부위는재발및이상소견이없었다. 결론 : 눈꺼풀종물의감별진단으로이소성눈물샘의다형성샘종도고려하여야한다. < 대한안과학회지 2013;54(10): > 다형성샘종은눈물샘에서발생하는가장흔한상피성기원양성종양으로알려졌다. 1 눈물샘의다형성샘종은대부분눈물샘의안와엽에서발생하며, 드물게는눈물샘의눈꺼풀엽에서발생하여눈꺼풀부종이나결막충혈등의증상을유발하게된다. 2-4 또한더드물게는눈꺼풀엽에서파생된다고여겨지는덧눈물샘 ( 크라우제샘, 볼프링샘 ) 이나이소성눈물샘조직에서도발생한다는보고가있다. 5-9 국내에서는크라우제샘과볼프링샘에서기원한것으로생각되는다형성샘종이보고된바있다. 10,11 저자들은아래눈꺼풀의이소성눈물샘에서발생한다형성샘종 1예를경험하고종양을성공적으로제거하였기에이를문헌고찰과함께보고하고자한다. 가량의둥근형태의단단하고, 경계가명확한, 무통성의피하종물이촉지되었다 (Fig. 1). 아래눈꺼풀결막을통해관찰하였을때, 중물의뚜렷한윤곽은보이지않았다. 우안은 1.0 이고, 좌안은약시로인해 0.04였다. 그밖의안압, 안구운동검사, 전안부및안저검사상특이소견은없었다. 수술전시행한안와전산화단층촬영에서비균질하게조영이증강되며경계가명확한 cm 크기의결절성병변이관찰되었다 (Fig. 2). 종물의완전절제를목표로수술을계획하였다. 국소마취하에아래눈꺼풀의외측속눈썹아래피부절개법을시행하였으며, 박리를진행하자주변조직과구분이잘되는피막에싸인약간노란색의종 증례보고 36세남자환자가약 1년전부터서서히커지기시작한좌측아래눈꺼풀의종물을주소로내원하였다. 타병원안과에내원시콩다래끼가의심되어절개를시도한과거력이있었으며, 호전이없어정밀검진위해본원에내원하였다. 이학적검진상좌측아래눈꺼풀의외측에 cm Received: Revised: ccepted: ddress reprint requests to Kyung Chul Yoon, MD, PhD Department of Ophthalmology, Chonnam National University Hospital, #42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju , Korea Tel: , Fax: kcyoon@jnu.ac.kr Figure 1. Clinical photograph of a 36-year-old man with subcutaneous mass in the left lateral lower eyelid. 1594

- 정현호 외 : 아래눈꺼풀의 다형성 샘종 - Figure 2. Orbit CT shows a 1 0.7 0.7 cm-sized, round, well defined, heterogeneously enhancing mass.

고 물이 관찰되었다. 조심스럽게 박리를 진행하여 피막의 손상 찰 없이 주변조직과 분리한 뒤에 완전히 적출하였다. 결막이나 아래눈꺼풀판과의 유착 소견은 보이지 않았다.

눈물샘 종양의 대부분은 다형성 샘종으로, 전체 눈물샘종양 (Fig. 3). 술 후 병리조직검사 결과, 헤마톡실린-에오진 염 의 1/4을 차지한다고 알려졌다.

면역조직화학 분석에서는 신경교섬유질산성 발생하지만 눈물샘 조직이 존재하는 어디에서든 발생할 수 단백질(glial fibrillary acidic protein) 항체와 S-100 단백 있어 덧눈물샘이나 눈물언덕, 안각, 구결막, 아래눈꺼풀 등

2 - 정현호 외 : 아래눈꺼풀의 다형성 샘종 - Figure 2. Orbit CT shows a cm-sized, round, well defined, heterogeneously enhancing mass. xial () and coronal () views. Figure 3. (, ) polypoid well encapsulated cm-sized yellowish mass was completely excised. 고 물이 관찰되었다. 조심스럽게 박리를 진행하여 피막의 손상 찰 없이 주변조직과 분리한 뒤에 완전히 적출하였다. 결막이나 아래눈꺼풀판과의 유착 소견은 보이지 않았다. 적출된 종물 눈물샘 종양의 약 50%는 상피성 병변으로 알려져 있고, 은 단단하고 약간 노란색을 띄었고, 세 개의 폴립모양의 소 상피성 눈물샘 종양의 반은 양성이며, 이러한 양성 상피성 엽으로 이루어져 있었으며, 피막에 잘 둘러싸여 있었다 눈물샘 종양의 대부분은 다형성 샘종으로, 전체 눈물샘종양 (Fig. 3). 술 후 병리조직검사 결과, 헤마톡실린-에오진 염 의 1/4을 차지한다고 알려졌다. 다형성 샘종은 통증이나 염 색에서 점액성 간질조직에 싸인 다수의 샘구조물이 관찰되 증반응 없이 서서히 발생하는 종물로, 대부분 안와엽에서 었다(Fig. 4). 면역조직화학 분석에서는 신경교섬유질산성 발생하지만 눈물샘 조직이 존재하는 어디에서든 발생할 수 단백질(glial fibrillary acidic protein) 항체와 S-100 단백 있어 덧눈물샘이나 눈물언덕, 안각, 구결막, 아래눈꺼풀 등 질 항체와는 반응하지 않았다(Fig. 4). 이러한 소견을 종합 의 이소성 눈물샘에서도 발생할 수 있다. 국내에서는 Shin 하여 아래눈꺼풀의 이소성 눈물샘에서 발생한 다형성 샘종 et al 이 아래눈꺼풀판의 볼프링샘에서 생긴 다형성 샘종 으로 진단하였다. 술 후 6개월까지 병변 부위는 재발 및 이 을, Kim et al 이 아래눈꺼풀결막의 크라우제샘에서 생긴 상소견을 보이지 않았다. 다형성 샘종을 보고한바 있으나, 눈꺼풀의 이소성 눈물샘에 서 발생한 다형성 샘종은 아직 보고된바 없다. 1595

- 대한안과학회지 2013년 제 54 권 제 10 호 - C D Figure 4. (, ) Hematoxylin and eosin stained sections shows many glandular elements (arrows) embedded in myxoid ground substances (asterisks).

3 - 대한안과학회지 2013년 제 54 권 제 10 호 - C D Figure 4. (, ) Hematoxylin and eosin stained sections shows many glandular elements (arrows) embedded in myxoid ground substances (asterisks). () Hematoxylin and eosin stain, 40. () Hematoxylin and eosin stain, 200. (C) Tumor cells were not reacted with the antibodies against glial fibrillary acidic protein (immunostain, 200). (D) Tumor cells were not reacted with the antibodies against S-100 protein (immunostain, 200). 해부학적 구조 상 볼프링샘은 눈꺼풀판의 경계에 위치하 12 로 생각한다. 고, 크라우제샘은 결막구석에 위치한다고 알려졌다. 본 증 종양 세포의 정확한 분석을 위해서는 면역조직화학염색 례의 종물은 결막이나 아래눈꺼풀판과의 유착 등의 소견은 을 이용한 분석이 필요할 수 있다. 침샘에서 발생한 다형성 보이지 않았고, 인접하지 않은 위치에 있어 볼프링샘이나 샘종의 경우, 신경교섬유질산성단백질과 S-100 단백질 항 크라우제샘에서 발생하였을 가능성은 매우 낮으며, 아래눈 체에 반응한다는 연구들이 있다 신경교섬유질산성단 꺼풀의 이소성 눈물샘에서 발생한 것으로 생각한다. 백질은 근육상피세포 표지자로서의 민감도는 낮지만 샘암 이전에 보고된 바와 같이 덧눈물샘에 생긴 다형성 샘종 종 혹은 샘낭암종과 구별하는데 유용할 수 있다고 보고되 은 임상적으로 콩다래끼와 혼동되기 쉬운 경향이 있다. 13 었고, S-100 단백질은 근육상피세포에 매우 민감한 표지 본 증례에서도 처음에는 콩다래끼로 오인되어 절개를 시도 자로서 근육상피세포 분화 정도를 평가하기 위한 선별검사 한 과거력이 있었다. 하지만 아래눈꺼풀의 이소성 눈물샘에 에 이용될 수 있다고 보고되었다. 아직까지 눈물샘에서 발 서 발생한 다형성 샘종일 경우 결막쪽에서 관찰하였을 때 생한 다형성 샘종의 면역조직화학분석에 대한 연구는 많이 종물의 형태가 보이지 않아 전형적인 콩다래끼의 임상소견 이루어지지 않았다. 본 증례의 경우, 면역조직화학염색 상 과는 맞지 않으며, 따라서 비교적 쉽게 감별이 가능할 것으 신경교섬유질산성단백질과 S-100 단백질 항체와는 반응 1596

4 - 정현호외 : 아래눈꺼풀의다형성샘종 - 을보이지않았다. lyahya et al 17 은볼프링샘에서발생한다형성샘종의면역조직화학염색상신경교섬유질산성단백질항체에강하게반응하였으며, 따라서신경교섬유질산성단백질은종양관련항원일가능성이있음을보고하였다. 눈물샘에서발생한다형성샘종의면역조직화학분석에대해서는추후더많은연구가필요할것으로생각한다. 다형성샘종의치료는종물의완전절제이다. 종물이안와앞쪽이나눈꺼풀쪽에위치한경우결막절개법혹은쌍꺼풀선피부절개법등을이용할수있으며, 본증례의경우결막밑으로종물의윤곽이관찰되지않아속눈썹아래피부절개법을이용하였다. 2 완전절제가이루어지지않을경우약 30% 에서재발하고, 추후악성변화의가능성이있다고보고되었다. 18,19 따라서종물의피막을손상시키지않고완전절제하는것이중요하겠다. 결론적으로눈꺼풀에매우드물게발생한다고알려진이소성눈물샘에서발생한다형성샘종을진단하고성공적으로제거하였기에이를보고하는바이며, 눈꺼풀종물의감별진단중하나로이소성눈물샘의다형성샘종도고려하여야할것이다. REFERENCES 1) Shields J, lackwell, ugsburber JJ, Flanagan JC. Classification and incidence of space-occupying lesions of the orbit. survey of 645 biopsies. rch Ophthalmol 1984;102: ) uran J, Jakobiec F, Krebs W. enign mixed tumor of the palpebral lobe of the lacrimal gland. Clinical diagnosis and appropriate surgical management. Ophthalmology 1988;95: ) Parks SL, Glover T. enign mixed tumors arising in the palpebral lobe of the lacrimal gland. Ophthalmology 1990;97: ) Jung J, Cho YK, La TY. giant pleomorphic adenoma of lacrimal gland involving the palpebral lobe causing severe mechanical ptosis. J Korean Ophthalmol Soc 2011;52: ) Tong JT, Flanagan JC, Eagle RC Jr, Mazzoli R. enign mixed tumor arising from an accessory lacrimal gland of Wolfring. Ophthal Plast Reconstr Surg 1995;11: ) Venkataramayya K. Pleomorphic adenoma of Krause's gland. Indian J Ophthalmol 1976;23: ) Kapoor S, Sood GC, Kapoor MS, urora L. Giant pleomorphic adenoma of accessory lacrimal gland. Indian J Ophthalmol 1978;25: ) Saini JS, Mukherjee K, Naik P. Pleomorphic adenoma of Krause's gland in lower lid. Indian J Ophthalmol 1985;33: ) Patyal S, anarji, hadauria M, Gurunadh VS. Pleomorphic adenoma of a subconjunctival ectopic lacrimal gland. Indian J Ophthalmol 2010;58: ) Shin KS, Kim YD, Lee HK. case of benign mixed tumor presenting as a nodular eyelid lesion. J Korean Ophthalmol Soc 1991; 32: ) Kim NJ, Choung HK, Khwarg SI. enign mixed tumor arising from an accessory lacrimal gland in the inferior palpebral conjunctiva. J Korean Ophthalmol Soc 2006;47: ) Rootman J, Mugent R, Stewart. Structure of the orbit: anatomic and imaging features. In: Rootman J, ed. Disease of the orbit, 2nd ed. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins, 2003; chap. 1 13) Ramlee N, Ramli N, Tajudin LS. Pleomorphic adenoma in the palpebral lobe of the lacrimal gland misdiagnosed as chalazion. Orbit 2007;26: ) Nagao T, Sato E, Inoue R, et al. Immunohistochemical analysis of salivary gland tumors: application for surgical pathology practice. cta Histochem Cytochem 2012;45: ) Curran E, llen CM, eck FM, et al. Distinctive pattern of glial fibrillary acidic protein immunoreactivity useful in distinguishing fragmented pleomorphic adenoma, canalicular adenoma and polymorphous low grade adenocarcinoma of minor salivary glands. Head Neck Pathol 2007;1: ) Shah SS, Chandan VS, Wilbur DC, Khurana KK. Glial fibrillary acidic protein and CD57 immunolocalization in cell block preparations is a useful adjunct in the diagnosis of pleomorphic adenoma. rch Pathol Lab Med 2007;131: ) lyahya G, Stenman G, Persson F, et al. Pleomorphic adenoma arising in an accessory lacrimal gland of Wolfring. Ophthalmology 2006;113: ) Jung CK, Kim SM, Lee JY, Chung SK. Malignant change of pleomorphic adenoma. J Korean Ophthalmol Soc 1997;38: ) Shields J, Shields CL. Malignant transformation of presumed pleomorphic adenoma of lacrimal gland after 60 years. rch Ophthalmol 1987;105:

5 - 대한안과학회지 2013 년제 54 권제 10 호 - =STRCT= Case of Pleomorphic denoma rising in the Ectopic Lacrimal Gland of the Lower Eyelid Hyun Ho Jung, MD, Han Jin Oh, MD, Kyung Chul Yoon, MD, PhD Department of Ophthalmology, Chonnam National University Medical School, Gwangju, Korea Purpose: To report a case of pleomorphic adenoma arising in the ectopic lacrimal gland of the lower eyelid. Case summary: 36-year-old male presented with a gradually increasing mass in the left lower eyelid that had been growing for one year. hard, non-tender, subcutaneous mass was palpated on the lateral one-third of the left lower eyelid, and there were no clinically specific signs. Orbital computed tomography demonstrated a well-demarcated cm-sized mass with heterogeneous enhancement, and complete surgical resection was performed. The mass was non-adjacent to the conjunctiva and inferior tarsal plate. Histological examination showed glandular elements embedded in a myxoid stroma. The mass was diagnosed as pleomorphic adenoma arising in the ectopic lacrimal gland. t the postoperative 6-month follow-up, there was no recurrence or abnormal finding at the operation site. Conclusions: Pleomorphic adenoma arising in the ectopic lacrimal gland should be considered as a differential diagnosis of eyelid masses. J Korean Ophthalmol Soc 2013;54(10): Key Words: Ectopic lacrimal gland, Eyelid mass, Pleomorphic adenoma ddress reprint requests to Kyung Chul Yoon, MD, PhD Department of Ophthalmology, Chonnam National University Hospital #42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju , Korea Tel: , Fax: , kcyoon@jnu.ac.kr 1598

(49-54)Kjhps004.hwp

(49-54)Kjhps004.hwp Biliary Cystadenoma and Cystadenocarcinoma of the Liver Jae Hoon Lee, M.D., Dong Ho Choi, M.D. 1, Kyeong Geun Lee, M.D., Hwon Kyum Park M.D. and Kwang Soo Lee, M.D. Department of Surgery, College of Medicine,