대한생식의학회지 : 제 37 권제 4 호 2010 차의과학대학교산부인과교실 장지현 조정현 * 차동현 한원보 Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue Ji Hyon Jang, Jung Hyun Cho *, Dong Hyun Cha, Won Bo Han Department of Obstetrics and Gynecology, CHA University School of Medicine, Seoul, Korea A complete septate uterus with cervical duplication and a longitudinal vaginal septum is a rare uterine malformation. The dissection of the septum can be difficult because it is difficult for hysteroscopists to find out initial point, direction and final point of a complete septum. This study aimed the introduction of more efficient surgical procedure using a balloon with methylene blue. We have experienced three cases with a complete septate uterus. We performed hysteroscopic dissection of a complete uterine septum using a balloon with methylene blue and obtained good reproductive outcomes. So we report three cases with a brief review of literatures. [Korean. J. Reprod. Med. 2010; 37(4): 369-375.] Key Words: Complete septate uterus, Balloon technique, Hysteroscopic septotomy, Methylene blue 여성생식기의발달은태생기 6주경부터 16주사이에뮬러관과비뇨생식굴이발달, 융합, 중격흡수의과정을거쳐생기는것으로이시기에뮬러관과비뇨생식굴의발달정지, 융합실패, 융합된중격이흡수되지않는경우에는자궁기형이생긴다. 1 자궁기형의분류 (Figure 1) 는 1988년미국생식의학회 (American Fertility society) 에의해나누어지는데그중중격이흡수되지않아생기는중격자궁 (class IV) 은가장흔한기형으로완전중격 (complete type-iva) 과불완전중격 (partial type-ivb) 으로나눌수있다. 2 불완전중격인경우자궁경이발달함에따라수술적접근이쉬워져자궁경으로 접수일 : 2010 년 11 월 19 일, 수정일 : 2010 년 12 월 16 일게재확정일 : 2010 년 12 월 16 일주관책임자 : 조정현, 우 ) 135-097 서울특별시강남구역삼동 606-16, 차의과학대학교산부인과교실 Tel: (02) 3468-3610, Fax: (02) 3468-3000 e-mail: medicho@hotmail.com 중격제거를함으로써임신율을높이고산과적합병증을줄일수있어많이시행되고있다. 그러나완전중격인경우불완전중격에비해빈도수가훨씬적고, 중격이 internal OS까지내려와있는상태이므로두개의자궁강이각각독립적으로존재하고있어자궁벽과중격의정확한구분이쉽지않다. 따라서자궁경으로접근을하였을때중격의위치와길이를측정하기가어려워어디서부터어디까지가중격인지, 어디를어떻게잘라내야하는지, 중격제거의시작점과종결점을구분하는데어려움이있다. 또한두개의자궁경부와세로막질중격을가진중격자궁은완전중격자궁중드문경우로임상적으로쌍각자궁과구분이어렵다. 이에쌍각자궁과의차이에대해고찰하고, 완전중격자궁의수술적방법에있어서 methylene blue가들어있는풍선을이용한자궁경수술적방법에대해 - 369 -
대한생식의학회지 Figure 1. Classification system of Mullerian duct anomalies developed by the American Fertility Society. Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. Table 1. Reproductive outcome of women with complete septate uterus and cervical duplication after septum resection Age Infertility period (yr) ART Complication during pregnancy Delivery 33 3 IVF None c/sec 31 2 Natural None NSVD 35 2 TI Tansfer ART, assisted reproductive technology; IVF, in-vitro fertilization; c/sec, cesarean section; NSVD, normal spontaneous vaginal delivery; TI, time intercourse. Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. 자세히소개한뒤이수술을이용하여좋은산과적결과를보인증례를보고하고자한다 (Table 1). 수술방법 : 수술술기에대한단계적설명 1. 수술전처치수술은자궁강이가장잘관찰되는증식기에시행을하였으며수술전처치로자궁경부확장을위해수술전날에 misoprostol 200 μg을질로삽입하였다. 2. 수술시 (Figure 2) 1) 자세는절석위 (lithotomy position) 로하고수면마취하에서자궁경시술을시행하였다. 2) 질상부에있는세로막질중격은전기소작을시행하였고출혈점을전기소작지혈하였다. 3) 양측경부를 tenaculum으로잡고 sound를시행하여자궁강의방향과저부까지의길이를확인하였다. 또한 hega dilator 로 6번까지차례로넣어자궁경부를확장시켰으며양쪽자궁강에자궁경을넣어각각자궁강의 tubal orifice의위치, 자궁강 - 370 -
제 37 권제 4 호, 2010 장지현 조정현 차동현 한원보 Figure 2. A schematic illustration of hysteroscopic septotomy with using balloon inserting methylene blue of complete septate uterus. Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. 속의이상소견여부를확인하였다. 4) 우측자궁경부를 tenaculum으로잡고 8 French foley catheter를넣은후식염수와 1:1로희석한 methylene blue 3 cc를넣어 (ballooning) 우측자궁강을팽창확대하였다. 5) 좌측자궁강에자궁경을넣어좌측자궁강을확인한후우측의 ballooning catheter를잡아당기면중격이좌측으로불룩해진다. 이때자궁경부위를시작점으로잡고 Optic scissors로절개를시작하여우측자궁강안에있는 methylene blue가들어있는파란색풍선이나올때까지절개해들어갔다 (Optic scissors는우측은 straight blade이고좌측 blade가움직이면서조직이잘라지므로 ballooning catheter는우측에, optic scissors는좌측에놓는것이편리하다 ). 6) 양쪽자궁강이연결되어우측의 ballooning catheter가보이면위쪽으로중격을따라절개하며올라갔고좌측 tubal orifice를보면서그수준의약 5~7 mm 하방에서중격의절개를멈추었다. 7) 중격절개시풍선이터져버리는경우 catheter를빼고우측경부를 tenaculum 으로잡아서자궁내막확장제 (hysteroscopic media) 가새지않고자궁강내에수압이유지될수있도록조치를하고계속자궁경시술을진행하면된다. 8) 중격이충분히제거되면자궁강을유지하기위해 folley catheter를양쪽자궁경부를통해각각넣은후증류수를 2 cc씩넣고 (ballooning) 1주일동안유지하였다. 3. 수술후처치 1) 환자가회복후귀가하였고통증이심한경우하루입원후다음날귀가하였다. 4일간항생제진통제복용을시행하였다. 2) 자궁속에거치한 ballooning catheter는수술후 1주일후에제거하였으며다음월경전에초음파검사및자궁나팔관촬영 (hysterosalpingography, HSG) 을실시하였다. 증례증례 1 환자 : 백 Ο Ο (33세) 산과력 : 0-0-2-0 월경력 : 초경은 16세에있었고주기는 32일로규칙적이었으며양은보통이었다. 생리통은거의없었다. 기왕력과가족력 : 특이소견없었다. 현병력 : 2009년 3년동안의불임기간으로불임기관인 M병원에다니다본원을방문하였다. M병원에서시행한복강경소견에서자궁외관은작은굴곡 (small indentation) 이관찰되었고, 자궁경에서는소통되지않는자궁강 (non-communicating cavity) 를확인하고이중자궁 (double uterus) 로진단받은후중격제거술을시행하였지만성공하지못하였고, intrauterine insemination (IUI) 5회, in-vitro fertilization (IVF) 2회시도했으나임신되지않아본원으로전원되었다. - 371 -
대한생식의학회지 Figure 4. The good reproductive outcome of case 1. Figure 3. Illustration of embryo transfer through each cervix. Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. 이학적소견 : 전신상태는양호하였고키는 155 cm, 키는 53 kg이었다. 질의상부에세로막질중격이있었고중격이끝나는곳에자궁경부가양쪽에관찰되었다. 검사소견 : 본원에서시행한초음파소견상 interostial line과 fundal indentation의거리가 5 mm 이상으로완전중격자궁이관찰되었고나팔관조영술소견상두개의자궁경부와단각자궁 (unicornuate uterus) 처럼보이는각각의자궁강을가지고있었다. M병원에서시행한복강경소견에서자궁외관의소견을종합하여두개의자궁경부와질중격을가진완전중격자궁으로진단되었다. 수술소견및방법 : Methylene blue가들어있는풍선을이용한방법으로자궁경시술을시행하였다. 결과 : 중격제거시술후월경주기 3일부터 GnRH antagonist protocol로배란유도를하였고월경주기 13일에채취한난자와정자로 intracytoplasmic sperm injection를시행, 월경주기 16일에 embryo transfer 를시행하였다. 두개의배아를각각의자궁경부를통해넣었고 (Figure 3) 배아는각각의자궁강 (hemiuterus) 에착상되어임신 36주 5일 (2010년 7월 Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. 23일 ) 에제왕절개술로건강한쌍둥이여아 (2.75 kg, 2.45 kg) 를출산하였다 (Figure 4). 증례 2 환자 : 박 Ο Ο (35세) 산과력 : 0-0-0-0 월경력 : 초경은 15세에있었고월경은 28일주기로규칙적이었으며양은보통이고생리통은없었다. 기왕력과가족력 : 특이소견없었다. 현병력 : 2003년에 2년동안의불임기간있었고, 시행한초음파검사상자궁기형발견되었다. 이학적소견 : 전신상태는양호하였고키는 160 cm, 몸무게는 47 kg이었다. 질의상부에세로막질중격이있었고중격이끝나는곳에자궁경부가양쪽에관찰되었다. 검사소견 : 초음파소견상중격이관찰되었고, 나팔관조영술소견상각각의자궁강을가지고있어완전중격자궁으로진단되었다. 수술소견및방법 : Methylene blue가들어있는풍선을이용한방법으로자궁경시술을시행하였다. 결과 : 자궁경수술후 3개월뒤에시행한초음파와자궁난관조영술소견상불완전중격이관찰되어다시자궁경수술시행하여중격을완전히 - 372 -
제 37 권제 4 호, 2010 장지현 조정현 차동현 한원보 제거할수있었다. 환자는 3개월뒤자연임신되어 2005년 10월 7일임신 41주에여아 3.04 kg 자연분만하였다. 증례 3 환자 : 한 Ο Ο (31세) 산과력 : 0-0-1-0 월경력 : 초경은 15세에있었고월경은 28일주기로양은보통이었으며약간의생리통이있었다. 기왕력과가족력 : 특이소견없었다. 현병력 : 2008년 2년간의불임기간이있었다. 이학적소견 : 전신상태는양호하였고, 키는 158 cm, 몸무게는 42 kg이었다. 질의상부에세로막질중격이있었고중격이끝나는곳에자궁경부가양쪽에관찰되었다. 검사소견 : 초음파소견상중격이관찰되었고, 나팔관조영술소견상각각의자궁강을가지고있어완전중격자궁으로진단되었다. 수술소견및방법 : Methylene blue 들어있는풍선을이용한방법으로자궁경시술을시행하였다. 결과수술후 : 자연임신되었다가연고지관계로다른병원으로전원되었다. 고찰여성내부생식기는태생기에중간신장관에서한쌍의뮬러관이발생하고융합한후중격이흡수되면서형성된다. 각각의과정이이루어지지않을때선천적자궁기형이발생한다. 자궁기형은증상이없는경우가많고, 산과적문제가발생하지않으면진단되지않으므로그발생률은정확히보고되지않고있고, 기관마다다양하게보고되고있는실정이다. 3 선천적자궁기형은임신초기에자연유산의발생빈도를증가시키고조기분만등산과적합병증의발생과관계가많다. 4 특히불임환자에서중격자궁을가진환자의경우는비정상적인자궁내막을가지고있고자궁중격이섬유화되어있으며혈관이없는것이특징으로 5 임신제1 삼분기에반복유산이잘되고제2 삼분기에는자궁의용적이충분히늘어나지않아조기진통및조기분만이다른선천적자궁결함보다많아임신의예후가가장좋지않다. 그러나많은연구에서불임 ( 특히반복유산 ) 이있는중격자궁환자들에서중격을제거했을때불임치료의성적이향상된다고보고되고있다. 따라서중격자궁을가진환자를정확히진단하고중격을제거하는치료를하면불임, 조기진통, 반복유산등의산과적문제를해결하여향상된임신결과를기대할수있게된다. 6~8 불완전중격을가진자궁기형의경우는자궁경이광범위하게사용되고있고, 쉽고간단하게접근할수있어좋은치료결과를보이고있다. 그러나중격에의해두개의자궁강으로나누어져있는완전중격자궁은자궁벽과자궁중격의경계가모호하여자궁경으로접근해도중격제거에어려움이따른다. 본원의첫번째환자는타병원에서복강경과자궁경을시행했음에도불구하고치료적접근이어려워본원으로전원되었다. 따라서 methylene blue가들어있는풍선을이용한방법으로중격을확실히구분하고절개시점과방향및종점의위치를파악하여중격을제거한후좋은산과적결과를보였다. 9,10 보통두번째환자와같이중격제거만으로자연임신을기대할수있으나, 첫번째환자는약 3년간의불임기간을거쳐 IUI 5회, IVF 2회를거쳐 2번의 biochemical pregnancy가있었던환자였기때문에중격제거술후다음월경이시작된후바로 IVF를시행하였다. 첫번째환자는이중자궁진단하에본원으로전원된이후본원에서초음파와자궁경시술후완전중격자궁으로진단된경우로, 이와같이세로막질중격과자궁경부가두개인경우는임상적으로쌍각자궁과중격자궁의구분이어려울수있다. 이들자궁기형을진단하는방법에는초음파, 자궁난관조영술, 자기공명영상, 복강경자궁경등이이용되며각각의기준이있다 (Figure 5). 초음파에의한쌍각자궁과중격자궁을구분하는기준 - 373 -
대한생식의학회지 Bicornuate uterus Septated uterus Indentation of uterine external contour (by laparoscopy) Distance between fundal indentation and interostial line (by US) Intercornual distance (by MR imageing) Intercornual angle (by HSG) >1 cm <1 cm <5 mm >5 cm >4 cm <4 cm >105 > 75 Figure 5. Difference of bicornuate uterus and septate uterus. US, ultrasonography; MR, magnetic resonance; HSG, hysterosalpingography. Ji Hyon Jang. Hysteroscopic Septotomy of a Complete Septate Uterus Using a Balloon with Methylene Blue. Korean J Reprod Med 2010. 은 interostial line과 fundal indentation의거리가 5 mm 이하이면쌍각자궁이되고, 5 mm 이상이면중격자궁이된다. 자궁난관조영술에서는양자궁각사이의각도가 105 이상이면쌍각자궁, 75 이상이면중격자궁이된다. 또한 magnetic resonance imaging 에서양자궁각거리가 4 cm 이상이면쌍각자궁, 4 cm 이하이면중격자궁을진단할수있다. 복강경은쌍각자궁과중격자궁의외관 (uterine external contour) 을확인함으로해서구분할수있다. 보통중격자궁의외관은볼록, 편평, 오목 (<1 cm) 하므로오목한정도에따라서구분할수있다. 11 쌍각자궁과중격자궁은이런진단방법중보통두가지이상을사용함으로써진단하게된다. 첫번째환자의경우초음파소견에서 interostial line과 fundal indentation의거리가 5 mm 이상이었고, 복강경소견에서작은굴곡소견이보여완전중격자궁으로진단하였다. 완전중격자궁중두개의자궁경부및세로막질중격을가진자궁기형은매우드문기형으로자궁경으로수술적접근을할때시작점과종결점을찾는것이관건이다. 특히시작점을찾은후에는불완전중격자궁을시술하는것과비슷할수있으므로시작점을찾는것이더욱중요하다. 두번째환자의경우첫번째수술후다시검사하였 을때불완전중격처럼남아있는부분이있어두번째자궁경을실시하였고두번째수술은불완전중격수술에서중격을제거하는것과같이쉽게접근할수있었다. 완전중격자궁의경우초기에는자궁경부를같이제거하는수술이행해졌으나수술중출혈이많이되고, 임신시자궁경관무력증및조기진통이생길수있어임신의유지가어려운경우가많았다. 따라서자궁경부는보존한상태로중격의시작점을찾아중격만제거하는수술이필요하다. 12,13 이에파란 methylene blue가들어있는풍선을이용하여조직과의구별이확실히될수있도록하고, 중격과중격이외의곳을정확히구분한후, 좌측자궁강에 Optic scissors를넣어시술하면완전중격자궁을가진환자에서수술적접근이쉽고안전할뿐아니라수술시간단축효과를볼수있는좋은방법이라할수있겠다. 본저자들의수술방법은반복적유산으로수술적처치가필요한완전쌍각자궁 (complete bicornuate uterus) 에서도적응증이되며개선된산과적결과를기대할수있다. 완전중격자궁은불완전중격자궁에비해드문기형으로증례가적은것이이연구의한계점이나이런기형의환자를대할때 methylene blue가들어있는풍선을이용한수술적방법으로환자를 - 374 -
제 37 권제 4 호, 2010 장지현 조정현 차동현 한원보 처치하면좋은결과를볼수있을것이라생각하고소개하는바이다. 참고문헌 1. Golan A, Langer R, Bukovsky I, Caspi E. Congenital anomalies of the mullerian system. Fertil Steril 1989; 51: 747-55. 2. Homer HA, Li TC, Cooke ID. The septate uterus: a review of management and reproductive outcome. Fertil Steril 2000; 73: 1-14. 3. Grimbizis GF, Camus M, Tarlatzis BC, Bontis JN, Devroey P. Clinical implications of uterine malformations and hysteroscopic treatment results. Hum Reprod Update 2001; 7: 161-74. 4. Heinonen PK, Saarikoski S, Pystynen P. Reproductive performance of women with uterine anomalies. An evaluation of 182 cases. Acta Obstet Gynecol Scand 1982; 61: 157-62. 5. Fedele L, Bianchi S. Hysteroscopic metroplasty for septate uterus. Obstet Gynecol Clin North Am 1995; 22: 473-89. 6. Corson SL. Operative hysteroscopy for infertility. Clin Obstet Gynecol 1992; 35: 229-41. 7. Daly DC, Walters CA, Soto-Albors CE, Riddick DH. Hysteroscopic metroplasty: surgical technique and obstetric outcome. Fertil Steril 1983; 39: 623-8. 8. Valle RF. Hysteroscopic treatment of partial and complete uterine septum. Int J Fertil Menopausal Stud 1996; 41: 310-5. 9. Rock JA, Roberts CP, Hesla JS. Hysteroscopic metroplasty of the Class Va uterus with preservation of the cervical septum. Fertil Steril 1999; 72: 942-5. 10. Romer T, Lober R. Hysteroscopic correction of a complete septate uterus using a balloon technique. Hum Reprod 1997; 12: 478-9. 11. Troiano RN, McCarthy SM. Mullerian duct anomalies: imaging and clinical issues. Radiology 2004; 233: 19-34. 12. Parsanezhad ME, Alborzi S, Zarei A, Dehbashi S, Shirazi LG, Rajaeefard A, et al. Hysteroscopic metroplasty of the complete uterine septum, duplicate cervix, and vaginal septum. Fertil Steril 2006; 85: 1473-7. 13. Wang JH, Xu KH, Lin J, Chen XZ. Hysteroscopic septum resection of complete septate uterus with cervical duplication, sparing the double cervix in patients with recurrent spontaneous abortions or infertility. Fertil Steril 2009; 91: 2643-9. = 국문초록 = 드문기형인두개의자궁경부와세로막질중격을가지고있는완전중격자궁인경우자궁경으로양측자궁강을각각관찰할때중격의정확한위치와길이를측정하기가어렵고시술시중격제거의시점과중격제거의길이와방향및종점을잡기가매우어렵다. 이에 methylene blue를넣은풍선을이용한중격제거술에관해소개하고 2년이상의불임기간을가지고있는완전중격자궁환자 3예에있어서이수술을이용하여좋은산과적결과를보인증례를보고하고자한다. 중심단어 : 완전중격자궁, 풍선 (balloon), 자궁경하중격제거술, Methylene blue - 375 -