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창엽 홍
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1 CASE REPORT pissn eissn J Korean Soc Surg Hand 2016;21(1): JOURNAL OF THE KOREAN SOCIETY FOR SURGERY OF THE HAND Heterotopic Ossification in Post-Burn Scar Contracture of the Wrist Jae Hyun Kim, Su Bin Do, Chul Hoon Chung Department of Plastic and Reconstructive Surgery, Hallym University Kangdong Sacred Heart Hospital, Hallym University College of Medicine, Seoul, Korea Received: November 20, 2015 Revised: [1] December 22, 2015 [2] December 26, 2015 Accepted: January 7, 2016 Correspondence to: Jae Hyun Kim Department of Plastic and Reconstructive Surgery, Hallym University Kangdong Sacred Heart Hospital, Hallym University College of Medicine, 150 Seongan-ro, Gangdong-gu, Seoul 05355, Korea TEL: FAX: jaykay0219@naver.com Heterotopic ossification is one of the well known complications related to burn and mainly involves major joints and lower extremity, but heterotopic ossification of the hand has been rarely reported. The authors experienced treatment of heterotopic ossification in post-burn scar contracture of the wrist by wide excision with full thickness skin graft and there was no complication such as recurrence. As heterotopic ossification with ulceration is hard to cure with conservative treatment, it must be removed completely by surgical treatment. If ulceration in burn scar of the hand doesn t heal with the conservative treatment, differential diagnosis of heterotopic ossification will be made first. Keywords: Heterotopic ossification, Hand, Burn This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( 3.0/) which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 서론 이소성골화증은연부조직에성숙한층판골이형성되는상태를말하며발병기전은명확하지않으나관절수술, 골절, 탈구, 화상, 신경계손상, 유전학적질환등의여러상황하에서발생가능하다. 그중화상반흔에서발생하는이소성골화증은 년 Johnson 이처음으로보고한후현재는잘알려진합병증중하나로주로주관절, 견관절, 고관절같은큰관절 들이나하지를침범하지만, 수부에발생한경우는극히드물다 -. 궤양을동반한이소성골화증은보존적치료로는완치가어려우므로수술적치료를통한골화조직의완전한제거가반드시이루어져야하나 수부에발생하는경우가드물어적절한진단과치료가어려울수있다. 이에저자들은손목부위의화상후반흔구축에서발생한이소성골화증을경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. Copyright c The Korean Society for Surgery of the Hand 45

J Korean Soc Surg Hand Vol. 21, No. 1, March 2016 증례 60세 여자 환자가 내원 수개월 전 넘어지면서 우측 손목 9개월째 촬영한 방사선 사진에서 남아있는 석회화는 발견할 수 없으며 수술 부위에 통증이나 재발 등의 합병증도 없었다 (Figs. 5, 6).

약간의 통증 외에는 가려움증 같은 특 이할 만한 증상은 없었으며 우측 손목 척측부에 염증과 혼탁 한 분비물을 동반한 직경 1-2 cm 가량의 다발성 궤양이 관 찰되었고 궤양의 주변부로 단단한 종괴들이 촉지되었다.

Preoperative plan radiograph shows multiple calcification widely distributed in the subcutaneous region of the forearm and wrist. 1).

이식한 피부 대부분이 잘 생 착되었으나 피부이식편 경계부분에 국소적인 결손이 있어 부 분층 피부이식술 및 국소피판술을 추가적으로 시행하였다. 조 직학적 검사에서는 진피와 피하조직에 골조직과 경화증이 형 성되어 있었고 이영양성 석회화 및 퇴화 그리고 광범위한 조 직의 섬유화를 동반한 다발성의 산재된 탄분성의 색소침착을 관찰할 수 있었다(Fig. 4).

2 J Korean Soc Surg Hand Vol. 21, No. 1, March 2016 증례 60세 여자 환자가 내원 수개월 전 넘어지면서 우측 손목 9개월째 촬영한 방사선 사진에서 남아있는 석회화는 발견할 수 없으며 수술 부위에 통증이나 재발 등의 합병증도 없었다 (Figs. 5, 6). 을 부딪힌 이후 척측 부위에서 발생한 만성 궤양을 주소로 본 원을 내원하였다. 43년 전 우측 복부와 허리 그리고 우측 손 목 및 전완부에 화상 수상 면적 9%-10% 정도의 열탕 화상 을 입은 후 보존적 치료를 받은 과거력 있으며 손목을 부딪히 기 전까지는 특별한 문제가 없었고 고혈압 외에는 동반 질환 이나 가족력도 없었다. 약간의 통증 외에는 가려움증 같은 특 이할 만한 증상은 없었으며 우측 손목 척측부에 염증과 혼탁 한 분비물을 동반한 직경 1-2 cm 가량의 다발성 궤양이 관 찰되었고 궤양의 주변부로 단단한 종괴들이 촉지되었다. 외 래에서 조직생검으로 마졸린 궤양(marjolin s ulcer) 등의 악 성 종양 여부를 감별하였고 만성 염증을 동반한 석회화 소견 이 관찰되었다. 손목 관절은 심한 화상 반흔 구축으로 배측으 로 90 정도 신전되어 관절의 운동이 전혀 없는 상태였다(Fig. Fig. 2. Preoperative plan radiograph shows multiple calcification widely distributed in the subcutaneous region of the forearm and wrist. 1). 단순방사선 검사에서 손목 및 전완부의 피하조직에 골조 직 음영과 유사한 다발성의 석회화가 넓게 분포하는 것을 확 인할 수 있어(Fig. 2) 이를 경계로 광범위한 절제술 및 전층 피 부이식술을 시행하였다(Fig. 3). 이식한 피부 대부분이 잘 생 착되었으나 피부이식편 경계부분에 국소적인 결손이 있어 부 분층 피부이식술 및 국소피판술을 추가적으로 시행하였다. 조 직학적 검사에서는 진피와 피하조직에 골조직과 경화증이 형 성되어 있었고 이영양성 석회화 및 퇴화 그리고 광범위한 조 직의 섬유화를 동반한 다발성의 산재된 탄분성의 색소침착을 관찰할 수 있었다(Fig. 4). 손목관절의 배측 신전은 화상 반흔 제거 후 90 에서 40 정도로 완화되었으나 관절의 강직이 심 Fig. 3. Photograph of excised soft tissue containing heterotopic ossified tissue. 해 관절의 운동범위는 굴곡-신전 방향에서 10 에서 20 정도 움직이는 것 외에는 다른 움직임은 전혀 없었다. 수술 후 1년 Fig. 1. Preoperative photograph shows multiple ulceration about 1 2 cm in diameter accompanying inflammation and hard scars around the ulceration. 46 Fig. 4. Different stages of dermal dense sclerosis area, dense calcification area and ossification area and scattered osteoblasts found at ossifying area (H&E, 100).

Jae Hyun Kim, et al. Heterotopic Ossification in Post-Burn Scar Contracture of the Wrist Fig. 5. Postoperative photograph 1 year 9 months after the surgery. Fig. 6.

외상등의국소적, 전신적불균형요인에의해유 도된골조상세포 (osteoprogenitor cell) 의존재가이소성골 화증을유발한다는가설이있으며, 조직학적으로는미분화 된중간엽줄기세포 (mesenchymal stem cell) 나섬유모세포 (fibroblast) 가골모세포 (osteoblast) 로비정상적분화하여골조 직이아닌연부조직에석회화조직을형성하는것으로보고

3 Jae Hyun Kim, et al. Heterotopic Ossification in Post-Burn Scar Contracture of the Wrist Fig. 5. Postoperative photograph 1 year 9 months after the surgery. Fig. 6. Postoperative plan radiograph 1 year 9 months after the surgery shows no calcification in the subcutaneous region of the forearm and wrist. 고찰 화상후에생기는이소성골화증의발병기전은아직명확 하지않다. 외상등의국소적, 전신적불균형요인에의해유 도된골조상세포 (osteoprogenitor cell) 의존재가이소성골 화증을유발한다는가설이있으며, 조직학적으로는미분화 된중간엽줄기세포 (mesenchymal stem cell) 나섬유모세포 (fibroblast) 가골모세포 (osteoblast) 로비정상적분화하여골조 직이아닌연부조직에석회화조직을형성하는것으로보고 있다,. 다양한연구결과에서전체화상환자중이소성골화 증발생률은 % 에서 % 정도로보고되고있으나, 발생률에 대해후향적연구를시행한 Jackson 은화상반흔이있는환자 들의. % 에서이소성석회화가발생하는것으로보고하였 고 년간 명의환자를분석한 Chen 등 은. % 로보고 하였다. 반면 Kang 등 은 년간, 명의화상환자중 명 으로약 % 였고 Levi 등 은 년간, 명중 명 (. %) 이 발병하여상대적으로높은수치를보였는데이는각병원별 중화상환자의비율차이에의한것으로생각된다. 화상후이소성골화증의발생에관련된요인들로는화상의범위와부위, 장기간의운동제한, 상처치유기간, 조직감염, 혈행장애, 저산소증등이있다 -. Levi 등 은 년간, 명의환자를후향적으로추적한결과이소성골화증이발생한 명의환자중 명이피부이식을요하는상지부위화상환자였으며전체화상수상면적이 % 이상일경우교차비 (odds ratio) 가. 배증가하였다고한다. 그리고 Orchard 등 은이소성골화증환자군과대조군비교시화상수상면적에유의미한차이를보였으며이외에도장기간의운동제한, 수술횟수그리고인공호흡기사용여부와기간등도이소성골화증의발생과유의미한연관이있다고하였다. 그외에유전적소인과관련된보고도있는데정상인들은약 % 만이가지고있는인체백혈구항원 (human leukocyte antigen) B 이이소성골화증환자들에게는 % 정도발견된다고한다. 이소성골화증의초기에는단순방사선에서연부조직의부종외에는특이소견이관찰되지않을수있으나삼상골주사검사 ( -phase bone scan) 에서는모든상에서양성소견을보이므로진단에도움이된다. Engber 와 Reynen 은이소성골화증발생에대사작용의변화를고려해볼수있겠으나혈청칼슘, 인, 알칼리성인산분해효소수치는질환예측과진단에도움을주지않는다고하였으며 Kim 등 은혈청칼슘과인은대개정상수치이나광화작용 (mineralization) 을일으키는다른질환과의감별에중요한역할을한다고하였다. 정확한진단을위해환자의혈액검사나소변검사그리고가족력및동반질환을면밀히살펴야하며방사선학적특징과임상양상으로추정할수있으나최종진단은조직학적검사를바탕으로이루어진다,. 그리고화상반흔에서발생할수있는마졸린궤양등의악성종양여부를수술전감별해야적절한수술계획을세울수있으므로조직생검, computed tomography, 자기공명영상, 초음파등으로악성종양여부를확인해야한다,. 본증례의경우도혈청칼슘, 인, 알칼리성인산분해효소수치는정상이었으며환자의과거력과방사선학적검사를통해이소성골화증을의심하였고외래에서조직생검을시행하여악성종양여부를감별한다음수술후조직학적검사를통해확진할수있었다. 치료는비스테로이드성소염진통제투약과방사선조사등의비수술적치료와, 이소성골조직의수술적제거가있으며 화상후발생한이소성골화증의경우석회화주변의섬유화와그에따른조직의혈행장애로보존적치료로는완치가어렵기때문에외과적절제술이가장효과적인치료방법이다. 하지만외과적절제술시행시석회화조직을육안으로확인하기어려운단점이있어저자들은궤양을동반한화상반흔 47

4 J Korean Soc Surg Hand Vol. 21, No. 1, March 2016 을최대한제거하려고하였으며정상연부조직이관찰될때까지절제를진행하였다. 이와같이절제범위를정확히결정하기어려운경우 Choi 등 은방사선영상상치모니터링 (Carm) 하에절제범위를정하여이를해결하려고하였으며만족할만한결과를얻었다고한다. 이소성골화증이주관절에발생한경우뼈에근접하여발생하며주관절관절낭, 인대, 척골신경주변을침범하게되는데수술시관절과신경에손상을주지않는한에서최대한제거하면수술전후관절운동범위가현저히향상된다. 하지만본증례에서골화조직을완전히제거하였음에도수술전후손목관절운동범위의차이가크지않았는데반흔구축에의해 년간관절이고정된상태로있어강직이심하였고골화조직이연부조직에만위치하여제거를해도관절운동에영향을미치지못하였다. 이소성골화증의재발을예방하기위한방법으로는크게비스테로이드성소염진통제투약과방사선조사가있다. 비스테로이드성소염진통제는사이클로옥시지네이즈 (Cyclooxygenase) 의작용을억제하여이소성골화증의발생을막는것으로알려져있고인도메타신 (Indomethacin) 이가장많이사용되며 Schmidt 등은고관절수술후이소성골화증의재발에인도메타신 (Indomethacin) 이단순한위약효과를넘어선효과가있음을보고하였다,. 방사선조사도이소성골화증의재발방지에효과가있는것으로알려져있으나잔존해있는이소성골화증의경우이미세포가분화하여골을형성하였기때문에효과가없다. 본증례에서는수술후재발방지를위해위에서서술한방법들은사용하지않았지만재발은없었는데그이유로정상조직을포함한화상반흔의광범위한절제술이시행하였기때문으로생각된다. 화상반흔에생기는이소성골화증은증상이없을경우는선별검사를시행하기어렵기때문에예방적수술은하기힘들며, 궤양이발생한경우보존적치료로완치가어려우므로의심되는경우적극적인진단과수술적치료를통한골화조직의완전한제거가반드시이루어져야한다. 특히수부에는매우드물게발생하므로수부화상반흔내궤양이보존적치료에도호전이없을경우영상학적검사나조직검사등을통해이소성골화증인지감별하여치료에적용해야할것이다. REFERENCES 1. Kim JK, Cho SW, Kang SS. Heterotopic ossification combined with infection in the hand: a case report. J Korean Soc Surg Hand. 2010;15: Chen HC, Yang JY, Chuang SS, Huang CY, Yang SY. Heterotopic ossification in burns: our experience and literature reviews. Burns. 2009;35: Kang SG, Lee JW, Ko JH, Seo DK, Choi JK, Jang YC. Treatment of heterotopic calcification with ulceration in burn scar. J Korean Soc Plast Reconstr Surg. 2010l;37: Choi HJ, Choi YD, Park NK, Kim YB. C-arm guided surgical excision of heterotopic calcification. J Korean Soc Plast Reconstr Surg. 2011;38: Levi B, Jayakumar P, Giladi A, Jupiter JB, Ring DC, Kowalske K, et al. Risk factors for the development of heterotopic ossification in seriously burned adults: A national institute on disability, independent living and rehabilitation research burn model system database analysis. J Trauma Acute Care Surg. 2015;79: Orchard GR, Paratz JD, Blot S, Roberts JA. Risk factors in hospitalized patients with burn injuries for developing heterotopic ossification: a retrospective analysis. J Burn Care Res. 2015;36: Engber WD, Reynen P. Post-burn heterotopic ossification at the elbow. Iowa Orthop J. 1994;14: Rhee BJ, Ko JH, Hur GY, Seo DK, Lee JW, Choi JK, et al. Clinical efficacy of pre-operative 18 F-FDG-PET/CT in marjolin s ulcer. J Korean Burn Soc. 2013;16: Kim BK, Shin HD, Kim KC, Kim JH. Heterotophic ossification in the thenar eminence and the thumb: a case report. J Korean Soc Surg Hand. 2010;15: Maender C, Sahajpal D, Wright TW. Treatment of heterotopic ossification of the elbow following burn injury: recommendations for surgical excision and perioperative prophylaxis using radiation therapy. J Shoulder Elbow Surg. 2010;19:

5 Jae Hyun Kim, et al. Heterotopic Ossification in Post-Burn Scar Contracture of the Wrist 손목의화상후반흔구축에발생한이소성골화증 김재현 도수빈 정철훈한림대학교강동성심병원성형외과학교실 화상과관련하여생기는이소성골화증은잘알려진합병증중하나로큰관절들이나하지를주로침범하지만수부에발생한경우는극히드물다. 저자들은손목부위의화상후반흔구축에서발생한이소성골화증을광범위한절제술및전층피부이식술로치유하였으며재발등의합병증은없었다. 궤양을동반한이소성골화증은보존적치료로는완치가어려우므로수술적치료를통한골화조직의완전한제거가반드시이루어져야한다. 특히수부에는드물게발생하므로화상반흔부위궤양이보존적치료에도호전이없을경우이소성골화증을먼저감별해야할것이다. 색인단어 : 이소성골화증, 수부, 화상 접수일 2015 년 11 월 20 일수정일 1 차 : 2015 년 12 월 22 일, 2 차 : 2015 년 12 월 26 일게재확정일 2016 년 1 월 17 일교신저자김재현서울시강동구길동 445 한림대학교강동성심병원성형외과학교실 TEL FAX jaykay0219@naver.com 49

Lumbar spine

Lumbar spine CT 32 111 DOI : 10.3831/KPI.2010.13.2.111 Lumbar Spine CT 32 Received : 10. 05. 23 Revised : 10. 06. 04 Accepted : 10. 06. 11 Key Words: Disc herniation, CT scan, Clinical analysis The Clinical