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지오 방
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1 대한내과학회지 : 제 88 권제 5 호 간농양환자에서발생된가성동맥류형성을동반한다발성감염성동맥염 전남대학교의과대학내과학교실순환기내과 이승헌 김계훈 조재영 안영근 정명호 조정관 박종춘 A Case of Multiple Infectious Arteritis Complicated by Pseudoaneurysm Formation in a Patient with Liver Abscess Seunghun Lee, Kye Hun Kim, Jae Yeong Cho, Youngkeun Ahn, Myung Ho Jeong, Jeong Gwan Cho, and Jong Chun Park Division of Cardiology, Department of Internal Medicine, Chonnam National University Medical School, Gwangju, Korea Infectious arteritis is a rare complication of liver abscess, and infectious arteritis involving multiple arterial sites with pseudoaneurysm formation has not been described previously. A 74-year-old man treated for liver abscess complained of abdominal and neck pain. Abdominal computed tomographic angiography (CTA) revealed a decrease in the size of the liver abscess, but also disclosed a pseudoaneurysm in the distal descending thoracic aorta was newly noted. Neck CTA revealed arteritis with abscess formation in the left internal carotid artery (ICA). Follow-up CTA after antibiotic therapy showed a decrease in the size of the left ICA abscess and a significant increase in the size of the aortic pseudoaneurysm. To prevent the rupture of the pseudoaneurysm, an endovascular stent graft was used. The final CTA revealed the disappearance of the aortic pseudoaneurysm with good apposition of the grafted stent. The patient has been monitored for 3 years with no new clinical events. (Korean J Med 2015;88: ) Keywords: Pseudoaneurysm; Liver abscess; Endovascular procedures 서론감염성동맥염 (infectious arteritis) 은혈관벽의감염및염증성반응으로동맥벽의비가역적파괴가일어날경우감염성동맥류 (infectious aneurysm) 또는가성동맥류 (pseudoaneurysm) 를유발할수있다. 감염성동맥류는그유병률이드물 다고알려져있으며, 대동맥 (aorta) 에발생하는경우는전체동맥류의 % 정도를차지한다고알려져있다 [1]. 그러나동맥류와가성동맥류는파열 (rupture) 및출혈이발생할경우높은사망률및나쁜예후와직접적인연관이있어임상적으로중요한질환이다. 아직까지간농양 (liver abscess) 과연관되어하행흉부대동맥과내경동맥 (internal carotid artery) Received: Revised: Accepted: Correspondence to Kye Hun Kim, M.D., Ph.D. Department of Internal Medicine, Chonnam National University Hospital, Chonnam National University Medical School, 42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju , Korea Tel: , Fax: , christiankyehun@hanmail.net Copyright c 2015 The Korean Association of Internal Medicine This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

- Seunghun Lee, et al. Liver abscess and pseudoaneurysm - 에다발성감염성동맥염및동맥류가동시발생한보고는없다. 따라서저자들은간농양으로부터서로다른혈관에동시발생한감염성동맥염과동맥류의 1예를최초로보고하고, 문헌고찰을통해치료법과예후에관하여논하고자한다.

간농양은액화 (liquefaction) 가충분히이뤄지지않았고진입로가척추체 (vertebral body) 로막혀있을뿐만아니라농양에인접한대혈관이시술중손상될가능성이높아경피적배농술 (percutaneous drainage) 을시행하지못했다.

2 - Seunghun Lee, et al. Liver abscess and pseudoaneurysm - 에다발성감염성동맥염및동맥류가동시발생한보고는없다. 따라서저자들은간농양으로부터서로다른혈관에동시발생한감염성동맥염과동맥류의 1예를최초로보고하고, 문헌고찰을통해치료법과예후에관하여논하고자한다. 증례환자 : 74세남자주소 : 7일전부터시작된복부및좌측경부통증현병력 : 수년전부터제2형당뇨로치료받고있으나최근혈당은잘조절되는상태였다고하며그외에특이병력없이지내던자로발열과황달을동반한복통으로 4주전처음으로내원하였다. 당시시행한복부전산화단층촬영 (Fig. 1A) 에서간의제1구역에최대 5.6 cm 크기의농양이관찰되었다. 간농양은액화 (liquefaction) 가충분히이뤄지지않았고진입로가척추체 (vertebral body) 로막혀있을뿐만아니라농양에인접한대혈관이시술중손상될가능성이높아경피적배농술 (percutaneous drainage) 을시행하지못했다. 내원전타병원에서경험적항생제를사용했고혈액배양검사에서는동정된원인미생물이없어간농양진단시부터경험적정주항생제 (3세대 cephalosporin + metronidazole) 를사용하였다. 2주동안정주항생제투여후임상적으로호전을보여경구요법으로변경하여내원 2주전퇴원하였다. 퇴원 후경구항생제를유지하던중내원 7일전부터복부및좌측경부통증이새롭게발생하였으며점차악화되어다시내원하였다. 과거력 : 제2형당뇨진단후경구혈당강하제투약중이었으며그외에특이병력은없음. 가족력및사회력 : 특이사항없음. 진찰소견 : 입원당시활력징후는혈압 130/70 mmhg, 맥박분당 70회, 호흡수분당 20회, 체온 36.2 였다. 발열이나발한및황달은없었으며체중감소는저명하지않았다. 신체검진에서창백한결막소견은관찰되지않았다. 등과복부의압통이나반발압통은없었고간비장비대소견이나늑골척추각의압통도없었다. 검사실소견 : 일반혈액검사에서백혈구 9,000/mm 3 ( 호중구 66.6%, 림프구 22.5%, 단핵구 9.3%), 혈색소 10.7 g/dl, 혈소판 277,000/mm 3 였고일반화학검사에서알칼리성인산분해효소 (alkaline phosphatase, ALP) 105 U/L, AST/ALT 14/10 U/L, 총빌리루빈 (bilirubin) 0.83 mg/dl, 혈액요소질소 (blood urea nitrogen, BUN) 9.3 mg/dl, 크레아티닌 (creatinine) 0.7 mg/dl, C-반응단백질 (C-reactive protein) 10.6 mg/dl로측정되었다. 혈액배양검사를두쌍시행하였으나특정미생물이동정되지않았다. 영상학적소견 : 흉부및복부 X-선검사에서는특이소견이관찰되지않았다. 복부전산화단층촬영혈관조영술에서 A B Figure 1. Abdominal computed tomographic angiography (CTA) revealed heterogeneous enhancing, multiple-clustered, cystic-mass lesions. (A) They were approximately 5.6 cm in size with peripheral wall enhancement in the caudate lobe of the liver, suggesting abscess formation (arrowheads). The liver abscess was located between the portal vein (white arrow) and inferior vena cava (black arrow) without affecting the thoracic or abdominal aorta. (B) A follow-up abdominal CTA after 4 weeks of antibiotic treatment showed marked improvement with an ill-defined remaining small abscess measuring 1.9 cm in diameter (arrow)

대한내과학회지: 제 88 권 제 5 호 통권 제 657 호 2015 기존에 관찰되었던 제1 구역의 간농양은 호전되어 약 1.

하행 흉부 대동맥에 침투성궤양 체 차단제(angiotensin receptor blocker)를 투약하였다. 재내원 (penetrating ulcer)을 동반한 1.2 2.2 cm 크기의 가성동맥류 당시부터 4주간 정주 항생제 치료 후 추적 복부 전산화 단층 가 새롭게 관찰되었다(Fig. 2A and 2B).

기존에 관찰되었던 좌측 내경동맥의 감염성 동맥염과 농양 2C and 2D). 은 호전된 상태였다. 가성동맥류의 크기 증가로 인한 파열의 치료 및 임상경과: 간농양으로부터 하행 흉부 대동맥 및 가능성이 있어 혈관 내 스텐트 삽입술을 시행하기로 결정하였 내경동맥에 감염성 동맥염이 발생했고 대동맥에는 감염성 다.

돼지꼬리모양 도관(pigtail catheter)을 통하여 대 시작하였다. 보존적 치료로 통증 조절과 함께 혈압을 120/80 동맥 조영술을 시행하여 가성동맥류의 위치를 확인하였다. A B C D Figure 2. (A, B) A de novo penetrating ulcer measuring 1.2 2.

3 대한내과학회지: 제 88 권 제 5 호 통권 제 657 호 2015 기존에 관찰되었던 제1 구역의 간농양은 호전되어 약 1.9 mmhg 미만, 맥박을 분당 60회 미만으로 유지하기 위하여 cm의 경계가 불분명한 저음영(low attenuated) 병변으로만 관 칼슘채널 차단제(calcium channel blocker)와 안지오텐신 수용 찰되고 있었다(Fig. 1B). 하행 흉부 대동맥에 침투성궤양 체 차단제(angiotensin receptor blocker)를 투약하였다. 재내원 (penetrating ulcer)을 동반한 cm 크기의 가성동맥류 당시부터 4주간 정주 항생제 치료 후 추적 복부 전산화 단층 가 새롭게 관찰되었다(Fig. 2A and 2B). 경부 전산화 단층촬 혈관조영술을 시행하였으며 하행 흉부 대동맥의 가성동맥류 영 혈관조영술에서는 좌측 내경동맥(internal carotid atery)에 크기가 cm로 현저하게 증가하였다(Fig. 3A and 3C). 동맥염과 최대 0.9 cm 크기의 농양 형성 소견을 보였다(Fig. 기존에 관찰되었던 좌측 내경동맥의 감염성 동맥염과 농양 2C and 2D). 은 호전된 상태였다. 가성동맥류의 크기 증가로 인한 파열의 치료 및 임상경과: 간농양으로부터 하행 흉부 대동맥 및 가능성이 있어 혈관 내 스텐트 삽입술을 시행하기로 결정하였 내경동맥에 감염성 동맥염이 발생했고 대동맥에는 감염성 다. 시술은 부분 마취로 진행되었으며 양측 대퇴동맥(femoral 가성동맥류까지 형성된 것으로 진단했으며 3세대 cephalos- artery)을 천자하였고 혈관조영술을 시행하여 혈류 상태를 porin과 metronidazole 병합 요법으로 정주 항생제 치료를 다시 확인하였다. 돼지꼬리모양 도관(pigtail catheter)을 통하여 대 시작하였다. 보존적 치료로 통증 조절과 함께 혈압을 120/80 동맥 조영술을 시행하여 가성동맥류의 위치를 확인하였다. A B C D Figure 2. (A, B) A de novo penetrating ulcer measuring cm with pseudoaneurysm formation (arrows) of the distal descending thoracic (arrowhead) aorta was noted. (C, D) The neck computed tomographic angiography revealed a small ulcerative plaque and wall calcification in the left proximal internal carotid artery (arrow) with perivascular soft tissue infiltrations and an abscess formation measuring cm (arrowheads)

길이 11 cm의스텐트이식편 (Valiant thoracic stent graft, Medtronic, Minneapolis, MN, USA) 을삽입하였다.

시술후전산화단층혈관조영술상에서가성동맥류는더이상관 찰되지않았으며스텐트이식편은잘위치해있었고특별한합병증은관찰되지않았다 (Fig. 3B and 3D).

4 - 이승헌외 6 인. 간농양과감염성동맥염 - Amplatz stiff wire (Boston Scientific, Marlborough, MA, USA) 유도하에직경 28 mm, 길이 11 cm의스텐트이식편 (Valiant thoracic stent graft, Medtronic, Minneapolis, MN, USA) 을삽입하였다. 스텐트삽입후대동맥조영술에서혈관누출 (endoleak) 등의합병증은관찰되지않아시술을종료하였다. 시술후전산화단층혈관조영술상에서가성동맥류는더이상관 찰되지않았으며스텐트이식편은잘위치해있었고특별한합병증은관찰되지않았다 (Fig. 3B and 3D). 정주항생제는시술후 8주를추가로투여하여총 12주간추가로투여했고, 이후로 3년간의추적관찰에서재발이나대동맥스텐트로인한합병증은관찰되지않고있다. A B C D Figure 3. (A, C) Follow-up abdominal computed tomographic angiography showed increased size of the pseudoaneurysm (arrow) of the distal descending thoracic aorta. (B, D) The disappearance of the aortic pseudoaneurysm was noted following successful deployment of an endovascular stent (arrows)

5 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 5, 고찰본환자에서는간농양에서시작된균의혈행성전파로인하여다발성감염성동맥염이발생했고, 감염및염증반응으로결국에는혈관벽이파괴되어가성동맥류의형태로동맥류가발생한것으로생각된다. 특히간농양의위치가간문맥 (portal vein) 과하대정맥 (inferior vena cava) 에밀접하게위치해있어동맥혈류내로균의접종이쉽게일어났을것으로생각되며, 경피적배농술을통하여원발감염병소를적절하게조절하지못한것이원격감염을유발한원인으로생각된다. 감염성동맥류는체내의모든동맥에서발생할수있으며, 최근에는경피적중재술을포함한침습적시술의빈도가증가함에따라대퇴동맥의발생률이증가하는추세를보이고있는데전체환자의약 5% 에서두개외동맥, 33% 에서는흉부또는복부대동맥에서발생한다 [2]. 앞서언급한바대로저자들의문헌조사에따르면국내는물론해외에서도아직까지간농양으로인하여동시다발성동맥염이발생하고이로인하여대동맥의감염성가성동맥류가발생한사례는없었으므로본증례는학술적으로의미있는보고라고생각된다. 일반적으로감염성동맥류는항생제를포함하는약물치료와함께수술적방법을통하여감염된동맥류와주변조직을제거하는것이주요한치료로알려져있으나 [1,2] 적극적인수술적치료에도불구하고사망률은 11-75% 로다양하게보고되고있다 [1,3-6]. 약물치료단독또는수술적치료단독요법만으로는감염병소를조절하기에적절하지않다. 감염성동맥류는고령, 면역저하자등에서잘발생하므로이러한환자들에서수술시행에대한결정을내리기가쉽지않다. Sedivy 등 [7] 은수술이어려운환자에서혈관내스텐트삽입술이수술을대체할수있는치료법이라고보고하였다. 본증례에서환자는고령으로수술적치료를지양하고있어약물치료를먼저시도했고추적검사에서내경동맥의병변은호전되었으나하행흉부대동맥의감염성가성동맥류의크기가증가하여동맥류파열을예방하기위하여스텐트이식편을삽입하였다. 가성동맥류의크기가크지않았고위치를고려하였을때스텐트이식편삽입으로인하여다른중간크기동맥들의기시부폐쇄를유발할가능성이낮아혈관내스텐트삽입술을시행하기에적절했다고생각된다. 균의병독성 (virulence) 에따라감염성동맥염및동맥류나 가성동맥류를유발하는정도가다를수는있으나현재까지알려진바로는 Salmonella species, Staphylococcus aureus, Streptococcus species 및 gram-negative bacilli 등다양한종류의미생물이이를유발한다고알려져있다 [1,2,6,7]. 감염성동맥류는원인균에대한적절한항생제치료를통하여사망률을낮출수있어이를규명하기위해최선을다해야한다 [7]. 혈액배양검사는수술적치료전후로모두높은양성률을보인다고알려져있으며일부문헌에서는그양성률을 79-88% [1,7] 로보고하고있으나본환자에서는혈액배양검사결과에서동정된특이미생물은없었다. 따라서저자들은항생제치료에서현재까지보고된간농양의원인미생물중가장가능성이높은미생물을고려하였다. 국내에서는 Klebsiella pneumoniae에의한원발성간농양이가장흔하다고알려져있다 [8]. Klebsiella는당뇨, 음주자, 악성종양등으로인하여면역력이저하된환자들의일부에서다양한원격감염을유발할수있는것으로잘알려져있다. 한편 Sedivy 등 [7] 과 Dubois 등 [1] 이감염성동맥류환자들의원인미생물을분석했을때 K. pneumoniae가각각 3.1% (1/32) 와 2.3% (1/44) 의환자에서그원인으로밝혀졌다. 국내에서도 K. pneumonia에의한원발성간농양과연관된감염성동맥류가보고된바가있으며 [9,10] 본환자의임상적상황을고려했을때원인미생물로가능성이높을것으로생각되었다. 저자들은이에 3 세대 cephalosporin과 metronidazole을다시투여했는데기존에사용했던경험적항생제요법이원인미생물에충분한감수성을가지나치료기간이불충분했던것으로판단하였다. 아직까지간농양에서기인한감염성동맥염과동맥류에서적절한항생제치료기간은확립되지않았다. 일부문헌에따르면감염성동맥류에서혈관내스텐트삽입술을시행한이후 4-8주간항생제치료를시행했다고보고한바있다 [7]. 본환자에서처럼불충분한치료기간으로인하여새로운원격감염이재발하는경우를사전에방지하기위해서는충분한기간동안항생제를사용해야하며항생제종료여부는반드시임상적호전과검사실및영상학적소견상호전이뒷받침되어야할것이다. 감염병소조절이적절하게이뤄졌다면항생제연관부작용이나내성균주의출현가능성을염두에두고가급적항생제치료기간을줄이는것이바람직할것으로생각되나이에대해서는추가적인연구가이루어져야할것이다

6 - Seunghun Lee, et al. Liver abscess and pseudoaneurysm - 요 약 REFERENCES 감염성동맥염과가성동맥류는매우드물고예후가좋지않으며간농양의합병증으로발생할수있으나아직까지다발성으로발생한사례는보고되지않았다. 74세남자환자가간농양으로치료받던중복부통증과경부통증을호소하여시행한전산화단층촬영혈관조영술상간농양은호전되었으나하행흉부대동맥과좌측내경동맥의감염성동맥염및하행흉부대동맥의감염성가성동맥류가진단되었다. 4 주간의항생제치료후추적검사에서내경동맥동맥염과농양은호전되었으나대동맥의가성동맥류는그크기가유의하게증가하였다. 저자들은가성동맥류의파열을예방하기위하여혈관내스텐트이식편을삽입했고 8주간의추가항생제치료를시행함으로써성공적으로이를치료하였다. 본증례를통하여간농양과연관된원격감염의형태로동맥염및감염성가성동맥류가동시다발적으로다양한혈관에발생할가능성이있음을확인할수있었다. 감염성동맥염이나가성동맥류가진단된환자에서다른부위의증상을호소한다면원격감염의가능성을염두에두고추가적인검사를고려해야할것이다. 가성동맥류의파열이일어나는경우에는높은사망률과나쁜예후와연관이있기때문에감염성가동맥류의진단시부터수술또는혈관내스텐트삽입술을고려해야만한다. 과거에는주로수술을통한감염병소의조절이이루어졌지만본환자에서처럼적절한항생제치료와함께혈관내스텐트삽입술을시행한다면장기추적관찰에서예후가좋을수있다. 따라서수술을시행할수없는환자들에게혈관내스텐트삽입술은좋은치료대안이될것으로생각된다. 1. Dubois M, Daenens K, Houthoofd S, Peetermans WE, Fourneau I. Treatment of mycotic aneurysms with involvement of the abdominal aorta: single-centre experience in 44 consecutive cases. Eur J Vasc Endovasc Surg 2010;40: Ohta T. Infected aneurysms. Intern Med 2000;39: Kyriakides C, Kan Y, Kerle M, Cheshire NJ, Mansfield AO, Wolfe JH. 11-year experience with anatomical and extra-anatomical repair of mycotic aortic aneurysms. Eur J Vasc Endovasc Surg 2004;27: Müller BT, Wegener OR, Grabitz K, Pillny M, Thomas L, Sandmann W. Mycotic aneurysms of the thoracic and abdominal aorta and iliac arteries: experience with anatomic and extra-anatomic repair in 33 cases. J Vasc Surg 2001;33: Ihaya A, Chiba Y, Kimura T, Morioka K, Uesaka T. Surgical outcome of infectious aneurysm of the abdominal aorta with or without SIRS. Cardiovasc Surg 2001;9: Hsu RB, Chen RJ, Wang SS, Chu SH. Infected aortic aneurysms: clinical outcome and risk factor analysis. J Vasc Surg 2004;40: Sedivy P, Spacek M, El Samman K, et al. Endovascular treatment of infected aortic aneurysms. Eur J Vasc Endovasc Surg 2012;44: Lim SW, Lee EJ, Lee SW, et al. Clinical significance of Klebsiella pneumoniae in liver abscess. Korean J Gastroenterol 2003;42: Kim JH, Kim JE, Back SY, et al. A case of Klebsiella pneumoniae liver abscess which progressed to pyomyositis and infected aneurysm of aorta. Infect Chemother 2008;40: Kim SG, Park DK, Koo YS, et al. A case of infected abdominal aortic aneurysm associated with liver abscess treated by endovascular stent. Korean J Med 2001;61: 중심단어 : 가성동맥류 ; 간농양 ; 혈관내시술

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Jksvs019(8-15).hwp Grade I Grade II Grade III 12 대한혈관외과학회지 : 제 20 권 제 1 호 2004 Control Group A Group B Fig. 4. Microscopic findings of vein wall in control, group A and group B on the day of 7 after venous occlusion. The