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윤재 원
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1 혈액투석환자에서삼차성부갑상선기능항진증으로부갑상선절제술후발생한 Hungry Bone Syndrome 1 예 A Case of Hungry Bone Syndrome after Parathyroidectomy in Patient with Tertiary Hyperparathyroidism and Hemodialysis Patient Myoung Won Son, M.D., Tae Yoon Kim, M.D., Dan Song, M.D., Sung Yong Kim, M.D., Jong Kyu Han, M.D. 1, Hyung Hwan Kim, M.D. 1, Yeo Joo Kim, M.D. 2, Eun Young Lee, M.D. 2, Sang Jin Kim, M.D. 2, Se Yong Hong, M.D. 2, Seung Ha Yang, M.D. 3, Min Hyuk Lee, M.D. and Moo Sik Cho, M.D. Hyperparathyroidism is a common finding in patients with chronic renal failure. Among the hyperparathyroidism, tertiary hyperparathyroidism, which is secreting parathyroid hormone autonomously in spite of hypercalcemia. Sometimes it requires surgical intervention due to not only symptomatic hypercalcemia, but also longstanding asymptomatic hypercalcemia. Hungry bone syndrome was known to be developed due to extensive re-mineralization of skeleton after parathyroidectomy. It is characteristic of persistent hypocalcemia, hypophosphatemia and often with tetany. The patient's condition improved without complication after the calcium chloride and calcium carbonate administration. We report a case of hungry bone syndrome developed after parathyroidectomy in patient with tertiary hyperparathyroidism and chronic renal failure. (Korean J Endocrine Surg 2005;5:24-28) Key Words: Hungry bone syndrome, Tertiary hyperparathyroidism, Chronic renal failure Departments of Surgery, 1 Radiology, 2 Internal Medicine, and 3 Pathology, College of Medicine, Soonchunhyang University Cheonan Hospital, Cheonan, Korea

손명원 외 Hungry Bone Syndrome 1예 25 ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ B A Fig. 2. Serial change of serum Calcium ( ), Inorganic phosphate ( ), and Intact PTH (parathyroid hormone, ) after parathyroidectomy.

2) calcium chloride 정맥투여와 calcium carbonate를 경구 투여로 교정을 하여 저칼슘 증상이 없 어져 별 문제 없이 술 후 5일째 퇴원하였고 외래 추적관찰 중 술 후 14일째 전신 근육통과 다발성 관절통을 호소하여 다시 입원하였다.

The final diagnosis was parathyroid adenoma. 시행한 수술창 외에 특이소견은 없었고, 흉부 청진 시 심박 동 및 호흡음은 정상소견이었다. 복부 촉진 시 간 및 비장의 종대나 압통 등은 없었고, 사지 및 등배부 검사상 통증을 호소하던 양측 슬하부에 압통은 없었으며, 신경학적 검사 3 는 정상이었다.

2 손명원 외 Hungry Bone Syndrome 1예 25 ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ B A Fig. 2. Serial change of serum Calcium ( ), Inorganic phosphate ( ), and Intact PTH (parathyroid hormone, ) after parathyroidectomy. 갑상선 종괴를 포함한 우 상부, 좌 하부의 정상 부갑상선까 지 절제하는 부갑상선 아전절제술 시행하였다. 수술 후 조 직 검사에서 우측 부갑상선 종괴는 부갑상선 선종(parathyroid adenoma)으로 진단되어 삼차성 부갑상선 기능 항진 증으로 확진을 했다(Fig. 1). 수술 직후 시행한 검사상 총 칼 슘치가 떨어졌으나(Fig. 2) calcium chloride 정맥투여와 calcium carbonate를 경구 투여로 교정을 하여 저칼슘 증상이 없 어져 별 문제 없이 술 후 5일째 퇴원하였고 외래 추적관찰 중 술 후 14일째 전신 근육통과 다발성 관절통을 호소하여 다시 입원하였다. 입원당시 시행한 생체징후는 혈압이 140/ 80 mmhg이었고, 맥박수는 분당 72회, 호흡수는 분당 20회, o 체온은 36.6 C이었다. 외견상 급성 병색 소견을 보였으나, 의식은 명료하였고, 두경부 소견상 부갑상선 아전절제술을 C Fig. 1. (A) Hypoechoic mass in inferior portion of Right thyroid on ultrasonograph (arrow), (B, C) Microscopic features of the specimen after operation (H&E stain, 100, 400). The final diagnosis was parathyroid adenoma. 시행한 수술창 외에 특이소견은 없었고, 흉부 청진 시 심박 동 및 호흡음은 정상소견이었다. 복부 촉진 시 간 및 비장의 종대나 압통 등은 없었고, 사지 및 등배부 검사상 통증을 호소하던 양측 슬하부에 압통은 없었으며, 신경학적 검사 3 는 정상이었다. 일반 혈액 검사에서 백혈구는 7,300/mm 이 고 혈색소는 8.7 g/dl, 헤마토크리트 26.7%이었으며 적혈구 용적이 97.8 fl, 적혈구 색소가 31.9 fl 혈소판은 228,000/ 3 mm 이었다. 혈청 생화학 검사상 공복 시 혈당이 85 mg/dl, BUN 39 mg/dl, Creatinine 5.9 mg/dl, uric acid 5.3 mg/dl, Na 138 meq/l, K 3.7 meq/l, Cl 92 meq/l, LDH 630 IU/L, inorganic phosphate 2.3 mg/dl, Ca 3.9 mg/dl, ionized calcium 2.4 mg/dl이었고 alkaline phosphatase는 수술 전 1,904 IU/L에서 수술 후 9일째 2,670 IU/L로 상승하였다. Intact PTH는 수술 전 750 pg/ml에서 술 후 9일째 pg/ml, 입원 시(수술 후 14일째) pg/ml로 감소하였다. 경부 초음파 검사상 우 측 갑상선 하부에 수술로 인한 장액종(seroma)으로 추정되 는 저음영의 결절이 관찰되었으나 특이적이지 않았고, 수 부 방사선 소견상 지절골의 골막하 흡수(pharyngeal subperiosteal resorption) 소견 및 골흡수로 인한 브라운 종양(Brown's tumor)이 관찰되었다. 척추 사진에서는 전반적인 골결핍과 함께 럭비공 모양의 척추(Rugger Jersey sign)가 관찰되었다. 두개골 방사선선 검사상 매우 심한 골흡수에 의한 다발성 의 골용해성 병변이 소금 후추 가루 양상(salt and pepper appearance)으로 관찰되었다. 수술 전 시행한 Bone scintigraphy에서 전반으로 상승된 음영을 보였고 수술 후에 추적 검사 시 이보다 더 심한 음영 증강을 보였다(Fig. 3). 술 후 14일째 응급입원 시 환자의 intact PTH는 pg/ml였고 혈청 칼슘이 3.9 mg/dl, 인이 2.3 mg/dl로 저하 소견 보여

3 26 대한내분비외과학회지 제 5 권 제 1 호 2005 ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ A B C D Fig. 3. (A) salt and pepper appearance of skull, (B) subperiosteal bone resorption and Brown' tumor of hand, (C) Rugger Jersey sign of spine, (D) bone scintigraphy shows several foci of moderately increased uptake. Fig. 4. Alkaline phosphatase, intact PTH, serum Calcium, and Inorganic phosphate levels before & after operation. Hungry bone syndrome으로 진단하였고, calcium chloride 정 맥투여와 calcium carbonate를 경구 투여하였다. 입원 3일째 혈청 칼슘은 6.6 mg/dl, 인은 1.8 mg/dl으로 측정되었고 전반 적인 증상의 호전을 보였다. 경구 calcium carbonate만 투여 하며 혈청 칼슘 7.7 mg/dl, 인 1.9 mg/dl로 유지되어 퇴원하 였다. 퇴원 후 추적 검사상 수술 후 1달 후부터 alkaline phosphate는 감소하기 시작했고 혈청 칼슘도 유지되었으며 intact PTH는 수술 직후부터 감소하여 수술 7개월 후 55 pg/ml로 측정되었다(Fig. 4). 고 찰 말기 신부전 환자에서 신대치 요법을 시행 받는 환자들 에게 고인산 혈증, 고칼슘 혈증, calcitriol, 1, 25-dihydroxy-

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