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오민 방
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1 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 2007 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1 예 동아대학교의과대학내과학교실 김병희 강기태 김경태 박은희 이성욱 한상영 장진석 =Abstract= Endoscopic treatment of spontaneous intramural dissection of the esophagus: A case report Byoung Hee Kim,.D., Ki Tae Kang,.D., Kyoung Tae Kim,.D., Eun Hee Park,.D., Sung Wook Lee,.D., Sang Young Han,.D. and Jin Seok Jang,.D. Department of Internal edicine, Dong-A University College of edicine, Busan, Korea Spontaneous intramural dissection of the esophagus is a rare esophageal disorder that shows characteristic features on radiologic and endoscopic examinations. The presenting symptoms include sudden severe retrosternal pain, hematemesis, odynophagia, and dysphagia. The diagnosis is made by contrast esophagography, esophageal endoscopy, and computed tomography. Conservative management is usually successful. Surgery should be reserved for the cases of protracted disease or perforation with mediastinitis. We experienced a case of a 59-year-old man who complained of retrosternal pain, dysphagia and odynophagia. The findings of upper gastrointestinal endoscopy and esophagogram were compatible with spontaneous intramural esophageal dissection. The patient's symptoms did not improve with conservative management. We then treated the patient with an endoscopic incision of the septum between the true and false lumens using a needle type papillotome and an IT knife (insulated-tip knife).(korean J ed 73:S930-S934, 2007) Key Words : Intramural esophageal dissection, Endoscopic treatment 서론자발성점막내식도박리는식도천공없이타박및혈종형성에의한식도점막층과점막하층사이의벽내파열로특징지워지는아주드문식도질환으로알려져있다 1). 이질환의원인을설명하려는여러가지가설은있으나아직까지는확립된기전은없다. 식도박리증의흔한증상은급성흉부통증, 상복부불쾌감, 연하통, 경도의토혈및연하곤란등이다 2). 이질환의진단은식도조영술과 상부위장관내시경검사로비교적쉽게내릴수있으며, 대부분의환자에있어서수술치료는필요없고, 보존치료로서큰합병증없이병세의호전을기대할수있다 2, 3). 저자들은흉골하통증, 연하통및연하곤란으로내원하여자발성점막내식도박리증으로진단된예에서보존치료후에도임상적호전이없이침형절개도와 IT knife (insulated-tip knife) 을이용하여내시경적으로절개하여치유된 1예를경험하여이를국내외문헌고찰과함께보고하는바이다. Received : Accepted : Correspondence to : Byoung Hee Kim,.D., Division of Gastroenterology, Department of Internal edicine, Dong-A University College of edicine, 3-ga 1, Dongdaesin-dong, Seo-gu, Busan , Korea fly98765@hanmail.net - S930 -

- 김병희외 6 인 : 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1 예 - 증례 Figure 1. Esophagographic findings showing the double-barreled appearance of the lumen of the esophagus caused by intramural dissection.

과거력에서당뇨병, 고혈압, 간염, 알레르기등은없었으며약물복용력도없었다. 가족력 : 특이사항없음이학적소견 : 입원당시혈압 120/80 mmhg, 맥박 75 회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.7 이었으며, 의식은명료하였고만성병색을보였다. 두경부에서만져지는림프절이나종괴는없었다.

5 g/dl, AST 80 IU/L, ALT 30 IU/L였다. 전해질검사에서 Na + 137 meq/l, K + 4.6 meq/l, Cl - 103 meq/l였다. HBsAg 음성, anti-hcv 음성, anti-hiv 음성이었고, VDRL도음성이었다.

2 - 김병희외 6 인 : 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1 예 - 증례 Figure 1. Esophagographic findings showing the double-barreled appearance of the lumen of the esophagus caused by intramural dissection. The true and false lumens are separated by mucosal flaps. 환자 : 59세남자주소 : 연하통, 연하곤란, 급성흉골하통증과거력및현병력 : 59세남자환자로 1개월전부터지속된연하통, 연하곤란및급성흉골하통증으로개인병원방문하여 1주일간보존치료를받았으나호전이없어서본원으로전원되었다. 과거력에서당뇨병, 고혈압, 간염, 알레르기등은없었으며약물복용력도없었다. 가족력 : 특이사항없음이학적소견 : 입원당시혈압 120/80 mmhg, 맥박 75 회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.7 이었으며, 의식은명료하였고만성병색을보였다. 두경부에서만져지는림프절이나종괴는없었다. 흉부및심장청진에서특이소견은없었으며, 복부촉진에서압통은없었고종괴는촉지되지않았다. 검사실소견 : 말초혈액검사에서백혈구 3,790/ mm 3, 혈색소 11.5 g/dl, 혈소판 124,000/mm 3 이었고, 생화학검사에서 BUN 12 mg/dl, creatinine 0.9 mg/dl, albumin 3.5 g/dl, AST 80 IU/L, ALT 30 IU/L였다. 전해질검사에서 Na meq/l, K meq/l, Cl meq/l였다. HBsAg 음성, anti-hcv 음성, anti-hiv 음성이었고, VDRL도음성이었다. 방사선소견및내시경소견 : 흉부 X-선검사에서특이소견은보이지않았고, 입원후시행한식도조영술 A B Figure 2. Endoscopic finding. (A) It shows the true lumen (upper part) and the proximal opening of the false lumen (lower part) located 23 cm from the incisors. (B) It shows the opening of the false lumen located 33 cm from the incisors. - S931 -

- 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 2007 - Figure 3. Chest CT scan findings demonstrate diffuse esophageal wall thickening with no air collection and a mucosal septum between the true and false lumens. Figure 4.

Endoscopic findings 10 days later revealed an almost normal esophageal lumen, except for the two longitudinal mucosal fold-like elevations along the previous endoscopic incision sites.

흉부전산화단층촬영에서전반적인식도점막의비후소견과중부식도에서하부식도에걸쳐점막박리로인한 격벽이생성된소견을보였으나, 벽내공기음영 (air collection) 은없었다 ( 그림 3). 임상경과및치료 : 식도조영술과내시경검사로점막내식도박리증으로진단하고금식과수액요법의보존적치료를 3주간시행하였다.

3 - 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 Figure 3. Chest CT scan findings demonstrate diffuse esophageal wall thickening with no air collection and a mucosal septum between the true and false lumens. Figure 4. Endoscopic findings showing a hyperemic mucosal change immediately after endoscopic dissection of the septum between the false and true lumens. Figure 5. Endoscopic findings 10 days later revealed an almost normal esophageal lumen, except for the two longitudinal mucosal fold-like elevations along the previous endoscopic incision sites. 에서식도경로중앙으로격벽이있는전형적인 double barrelled 식도소견을보였다 ( 그림 1). 상부위장관내시경검사에서도절치에서 23 cm에부위에점막박리로인한격벽이있었으며절치에서 33 cm 부위에가성내강과진성내강을연결하는개구부가관찰되었다 ( 그림 2). 흉부전산화단층촬영에서전반적인식도점막의비후소견과중부식도에서하부식도에걸쳐점막박리로인한 격벽이생성된소견을보였으나, 벽내공기음영 (air collection) 은없었다 ( 그림 3). 임상경과및치료 : 식도조영술과내시경검사로점막내식도박리증으로진단하고금식과수액요법의보존적치료를 3주간시행하였다. 그러나처음증상이발현된후 4주가지났음에도연하곤란이지속되고, 추적검사한내시경에서격벽이여전히존재함을감안하여, 저자들은침형절개도와 IT knife를이용하여내시경을통해가성내강과진성내강을가르는격벽을절개하였다 ( 그림 4). 시술후합병증은없었으며, 내시경치료후환자의증상은완전히소실되었다. 10일뒤추적검사한상부위장관내시경검사에서식도에가성내강과진성내강을가로지르던격벽을절개한부위에점막이주변부점막에비해조금두드러져보이는것이외에는이상소견을발견할수없었다 ( 그림 5). 환자는고형식식이를하여도특이소견없어퇴원하였으며현재외래에서추적관찰중이다. 고찰자발성점막내식도박리는드문질환으로국내에서는지금까지총 7예 4-10) 가보고되어있다. 점막내식도박리는 1968년 arks와 Keet 1) 가처음보고한드문질환으로식도천공없이타박및혈종형성에의한식도점막층과점막하층사이의벽내파열로특징지워진다. 동의어로는식도벽내혈종 (intramural esophageal - S932 -

4 - 김병희외 6 인 : 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1 예 - Table 1. Cases of intramural dissection of the esophagus reported in Korea Authors Age (yr) Sex Symptoms Choi SC, et al. 4) 55 Chest discomfort, dysphagia Bak YT, et al. 5) 59 F Chest pain, dysphagia Jung KW, et al. 6) 63 Chest pain, odynophagia Choi JK, et al. 7) 48 Vomiting, chest pain Kwon DS, et al. 8) 56 Chest pain Yoon Y, et al. 9) 47 F Vomiting, dysphagia Choi SJ, et al. 10) 54 Chest pain, dysphagia hematoma), 식도벽내파열 (intramural esophageal perforation), 식도졸증 (esophageal apoplexy) 등이있다. 자발성이라는용어는 Kelly 등 11) 이직접적인외상이나이물또는내시경등의기계사용조작에의하지않는파열을의미하는것으로사용하였다. 이병은대개 60대에서 70대연령의여자에서많이발생하는것으로알려져있다 12). 그러나국내보고에서는주로 50대에서, 그리고남자에서많이발생하였다 ( 표 1). 병인에있어서는구토, 식도이물, 식도의운동장애, 내시경적경화술, 기구조작, 와파린이나아스피린같은약제, 출혈성경향을갖는전신질환 ( 만성신부전, 혈우병, 백혈병 ) 등이제시되어왔으나명확한원인은아직까지밝혀져있지않다 1). Hanson 등 13) 에의하면가장흔한증상은갑작스런심한흉골하통증 (83%) 이며, 그다음으로토혈 (71%), 연하통 (32%) 및연하곤란 (32%) 의순이다. 그외오심, 구토나목으로의방사통등이있을수있다. arks와 Keet 1) 는연하통과미열, 그리고현저한 ESR 상승이중요한증상및징후라고주장하였다. 국내보고에서도급성흉부통증과연하곤란이주요증상이었으나토혈의증상은없었다 4-10). 점막내식도박리의진단에있어중요한것은 allory- Weiss 증후군, 식도천공, 심근경색및박리성대동맥류와같은수술이나응급처치를요하는질환과의감별이다. 진단은식도조영술, 상부위장관내시경검사, 또는흉부전산화단층촬영으로하며, 검사실소견은대부분정상인경우가많다. 식도조영술에서는박리에의해형성된가성내강과식도강으로조영제가유입되면서식도내강이두겹으로관찰되는소견이전형적이며, 이에사용되는조영제로는천공부위를따라종격동에유입되어염증을유발시킬수있는 barium보다는 gastrografin 과같은수용성조영제의사용을추천하고있다 14). 이시 술은내시경보다안전하고, 식도의이상유무를판별하는데도움이된다. 식도조영술에서이른바 double barrelled 또는점막선조징후가보이며, 식도내강의바깥부위로점막의팽창과조영제충만이특징적소견이다 2, 3). 상부위장관내시경검사는출혈의경우조기내시경검사시행에있어논란은있으나, 자세한정보와진단의편의성때문에저자들이보고한증례에서와같이조심스럽게시행한다면반드시위험하지만은않을것이며, 내시경치료를하기위해서는필수라할수있겠다. 내시경검사의주소견으로 Steadmann 등 15) 은점막하박리가발생하는부위가위식도접합부에서병소의위치가먼상부이며점막열상과함께윤상인두부로부터식도원위부까지긴범위에걸쳐벽의파괴가동반되었고, 이후에다양한정도의협착이있을수있다고기술하였다. 흉부전산화단층촬영이나자기공명술또한이질환과종격동의다른종괴성병변과의감별을위해유용하고 16), 식도내압검사는식도박리의원인규명과치료후에발생할수있는협착, 부조화수축 (in-coordinate contraction) 과같은합병증을확인하기위해서시행해볼수있다. 자발성식도점막내박리의치료는대부분금식과수액치료등보존요법으로회복되며 7, 8, 17, 18), 증상은대개수일내에호전이되고연하통이나연하곤란등의증상이소멸되면조심스럽게경구섭취를시작할수있다. 지속적으로토혈, 식도근층의심한혈종소견을보이는경우와식도혈종이식도열상을통해종격동혈종으로확산되거나식도천공이의심될경우에는수술이필요할수있다. 내시경치료는병변의자연소실이일어나지않고점막결손이지속되는경우나지속적인증상을호소하는경우에시도할수있으며, urata 등 3) 이처음으로투열절개도 (diathermy knife) 를이용하여내시 - S933 -

5 - 대한내과학회지 : 제 73 권부록 3 호 경적으로식도박리의성공적인치유를보고하였다. 국내보고에서도지속적인흉통, 연하장애그리고점막열상이있어일차봉합술을시행한경우 4) 와형성된격막을제거하기위해침형절개도를시행한경우 9) 가있었으며종격동농양이합병되어수술치료를통해농양을배액한경우 10) 도있었다. 치료후에발생할수있는병소의협착에대해아직까지보고된예가거의없으나필요하다면환자의증상에따라추적상부위장관내시경검사나식도내압검사가행해질수도있을것이다. 요약 저자들은갑작스런흉부통증과연하통및연하곤란으로내원한환자에서식도조영술과상부위장관내시경검사및흉부전산화단층촬영을시행하여자발성점막내식도박리증으로진단하였다. 금식및수액요법등의보존치료에도증세의호전을보이지않아침형절개도와 IT knife를이용하여격벽을절개하여호전된매우드문증례를경험하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 중심단어 : 자발성식도박리, 내시경적치료 REFERENCES 1) arks IN, Keet AD. Intramural rupture of the oesophagus. Br ed J 3: , ) Shimada T, Kimura K, Higashi K, aeda K, Obata S, Shido T. Spontaneous submucosal dissection of the esophagus. Intern ed 32: , ) urata N, Kuroda T, Fujino S, urata, Takagi S, Seki. Submucosal dissection of the esophagus: a case report. Endoscopy 23:95-97, ) 최수철, 이정일, 김우식, 류미숙, 동석호, 김효종, 김병호, 장영운, 장린, 이재영, 김수철, 박주철. 자발성점막하식도박리 1 예. 대한소화기내시경학회지 18: , ) Bak YT, Kwon OS, Yeon JE, Kim JS, Byun KS, Kim JH, Kim JG, Lee CH, Choi YH, Kang DH. Endoscopic treatment in a ase with extensive spontaneous intramural dissection of the oesophagus. Eur J Gastroenterol Hepatol 10: , ) Jung KW, Lee OJ. Extensive spontaneous submucosal dissection of the esophagus: long-term sequential endoscopic observation and treatment. Gastrointest Endosc 55: , ) 최정기, 이상일, 윤일용, 이승옥. 피하출혈을동반한벽내성식도혈종 1예. 대한소화기학회지 40:60-63, ) 권대식, 문재현, 안진광, 김보석, 배용목, 김광하, 허정, 강대환, 송근암, 조몽, 양웅석. 식도의자발성점막하박리 : 증례보고및국내문헌고찰. 대한소화기내시경학회지 26: , ) 윤영미, 박진형, 현동우, 박창근, 조창민, 탁원영, 권영오, 김성국, 최용환. 내시경으로치료한자발성점막내식도박리증 1예. 대한소화기내시경학회지 27: , ) 최승준, 이광재, 김영배, 심진영, 이기명, 함기백, 김진홍, 조성원. 종격동농양이동반된자발성점막하식도박리 1예. 대한소화기내시경학회지 31:97-101, ) Kelley DL, Neugebauer K, Fosburg RG. Spontaneous intramural esophageal perforation. J Thorac Cardiovasc Surg 63: , ) Phan GQ, Heitmiller RF. Intramural esophageal dissection. Ann Thorac Surg 63: , ) Hanson J, Neilson D, Pettit SH. Intramural oesophageal dissection. Thorax 46: , ) Foley J, Ghahremani GG, Rogers LF. Reappraisal of contrast media used to detect upper gastrointestinal perforations: comparison of ionic watersoluble media with barium sulfate. Radiology 144: , ) Steadman C, Kerlin P, Crimmins F, Bell J, Robinson D, Dorrington L, cintyre A. Spontaneous intramural rupture of oesophagus. Gut 31: , ) Ashman FC, Hill C, Saba GP, Diaconis JN. Esophageal hematoma associated with thrombocytopenia. Gastrointest Radiol 3: , ) Kerr WF. Spontaneous intramural rupture and intramural haematoma of the oesophagus. Thorax 35: , ) Barone JE, Robilotti JG, Comer JV. Conservative treatment of spontaneous intramural perforation (or intramural hematoma) of the esophagus. Am J Gastroenterol 74: , S934 -

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untitled 대흉외지 2008;41:782-786 증례보고 박리성벽내성식도혈종 1 예보고 최진욱 * ㆍ이성수 * ㆍ최호 * ㆍ문종환 * ㆍ정상호 * Dissecting Intramural Hematoma of the Esophagus A case report Jin Wook Choi, M.D.*, Sung Soo Lee, M.D.*, Ho Choi, M.D.*, Jong