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근석 사
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1 Head and Neck online ML Comm Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2010;53:491-6 / DOI /kjorl-hns pissn / eissn The Improvement of Tongue Mobility and Articulation after Frenotomy in Patient with Ankyloglossia Hyoung Ju Lee, Hong Seok Park, Beom Seok Park, Jang Won Choi and Soo Kweon Koo Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Busan St. Mary s Medical Center, Busan, Korea 이형주 박홍석 박범석 최장원 구수권 부산성모병원이비인후과 Received March 22, 2010 Revised May 20, 2010 Accepted June 14, 2010 Address for correspondence Soo Kweon Koo, MD Department of Otolaryngology- Head and Neck Surgery, Busan St. Mary s Medical Center, Yongho-dong, Nam-gu, Busan , Korea Tel Fax chief123@chol.com Background and ObjectivesZZAnkyloglossia, manifested by the short and lingual frenulum, can affect tongue mobility and articulation. The purpose of this study is to evaluate the improvement of tongue mobility and articulation in patients with akyloglossia, which is treated by frenotomy. Subjects and MethodZZA prospective study was done for 81 patients with ankyloglossia undergoing frenotomy, and who were aged between 2 to 10 years old. Outcomes were assessed by measuring tongue mobility, analyzing the articulatory evaluation and reviewing patient questionnaires. ResultsZZThe mean length of tongue elevation improved from 7.4 mm preoperatively to 16.3 mm postoperatively (p<0.05). Similarly, the mean length of tongue protrusion improved from 15.0 mm to 26.0 mm (p<0.05). The mean articulation score improved from 8.5 to 9.9 (p<0.05). Parents subjective satisfaction scores improved from 2.3 to 3.2 (p<0.05). ConclusionZZTongue mobility and articulation improved after frenotomy in patients with ankyloglossia. Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2010;53:491-6 Key WordsZZAnkyloglossia Tongue-tie Mobility Articulation. 설소대단축증 (ankyloglossia) 은비정상적으로짧은설소대가특징인질환으로혀유착증 (tongue tie) 이라고도하며드물지않은선천성질환이다. 설소대단축증의임상증상, 진단및치료에대해연구자마다논란의여지는있으나설소대단축증은혀운동성의장애를일으키며이로인하여수유장애, 발음장애, 연하장애, 구강운동장애및호흡장애등여러가지문제를야기한다고알려져있다. 1,2) 최근조기교육에대한관심이증가하고발음장애교정을목적으로수술적치료를원하는경우가많아졌지만수술적치료의효과에대한명확한근거가없는실정이다. 이에저자들은설소대단축증환자에서설소대절단술후혀운동성및발음명료도의개선여부에관한연구를시행하였으며 보호자들을대상으로주관적으로만족도를조사하여수술적치료에대한객관적인근거를제시하고자하였다. 연구대상은 2007년 7월부터 2009년 3월까지본원이비인후과를방문한설소대단축증환자들중기본적인병력청취와이비인후과적신체검사등을실시하여수술전후에검사를수행할수있는 2세에서 10세까지의환자를대상으로하였다. 대상환자군중 2세군의경우실제로수술전과수술후검사를이해하고시행하기가어려운환자가많아대상자가한정되었다. 구개열등발음에영향을줄수있는선천성질환이있는환자, 정상적인발음을할수없 Copyright c 2010 Korean Society of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 491

Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2010;53:491-6 는발달장애가있는환자등발음에영향을줄수있는다른요인이있는환자는제외하였다.

설소대단축증의진단은 Hogan 등 3) 이제시한설소대가혀길이의 25~100% 에걸쳐있는상태와 Griffiths 4) 가제시한설소대가비정상적으로두꺼워져있고혀를내밀었을때특징적인하트모양이관찰되는두가지조건을만족하는경우로하였다.

이후설소대의섬유끈 (fibrous band) 주위로 1:100,000 epinephrine mixed lidocain 용액을사용하여국소마취를시행한후섬유끈을수술용가위 (metzembaum scissor) 를사용하여박리하였다.

Age and sex distribution of patient with ankyloglossia Male Sex (number) Female Total (number) 2 09 11 20 3 09 11 20 4 13 03

The patient is asked to open his or her mouth as wide as he or she can and touch the edge of the upper teeth with tongue.

The patient is asked to protrude his or her tongue as long as he or she can.

2 Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2010;53:491-6 는발달장애가있는환자등발음에영향을줄수있는다른요인이있는환자는제외하였다. 또한설소대절단술이외에편도적출술등, 추가적인수술을함께시행한환자도제외하였다. 이러한조건을만족하는연구대상자는남자 42명, 여자 39명으로총 81명이었다 (Table 1). 설소대단축증의진단은 Hogan 등 3) 이제시한설소대가혀길이의 25~100% 에걸쳐있는상태와 Griffiths 4) 가제시한설소대가비정상적으로두꺼워져있고혀를내밀었을때특징적인하트모양이관찰되는두가지조건을만족하는경우로하였다. 모든환자는정맥마취하에시행하였다. 수술과정은먼저겸자 (forceps) 로혀를들어올려설소대를관찰하고수술중악하선관 (submandibular duct) 의손상을막기위하여악하선관의개구부및그주행을확인하였다. 이후설소대의섬유끈 (fibrous band) 주위로 1:100,000 epinephrine mixed lidocain 용액을사용하여국소마취를시행한후섬유끈을수술용가위 (metzembaum scissor) 를사용하여박리하였다. 악하선관의주행에유의하여절개면의점막층을 Vicryl 4~0 로봉합하고출혈이없는것을확인후수술을종료하였다 (Fig. 1). Table 1. Age and sex distribution of patient with ankyloglossia Male Sex (number) Female Total (number) Over Total Fig. 2. Inter incisor distance. The patient is asked to open his or her mouth as wide as he or she can and touch the edge of the upper teeth with tongue. Measurement is obtained between the edge of the lower and upper teeth. Fig. 3. Protrusion distance. The patient is asked to protrude his or her tongue as long as he or she can. Measurement is obtained between the lower border of upper lip and tongue tip. A B C D Fig. 1. Elevate a tongue by forcep, identify frenulum and submandibular gland ducts (A). Inject 1:100,000 epinephrine mixed lidocain solution in fibrous band of frenulum for local anesthesia (B). A fibrous band is incised gently by metzembaum scissor (C). An incision line is sutured to avoid a stricture (D). 492

3 Improvement of Tongue Mobility and Articulation after Frenotomy Lee HJ, et al. 설소대단축증환자에서혀의운동성에대한평가는 Messner과 Lalakea 1) 가사용한방법을응용하였다. 혀끝을들어올려상절치 (upper incisor) 에닿도록한후상절치와하절치 (lower incisor) 사이의거리를측정한 절치간거리 (inter incisor distance) (Fig. 2) 와혀를최대한앞으로내밀게한후윗입술의하연 (lower border of upper lip) 에서혀끝 (tongue tip) 까지의거리를측정하는 혀돌출거리 (protrusion distance) 를사용하였다 (Fig. 3). 절치간거리 와 혀돌출거리 를수술전 1일에측정하고, 수술후 1개월에동일한방법으로두거리를측정하였다. 이두가지결과를사용하여혀의운동성을비교하였다. 설소대단축증이혀의움직임, 그중혀끝을들어올림에장애를주는것에착안하여혀끝이윗니의뒤편에완전히닿아야정확히발음되는 ㄷ ㅅ ㄴ ㄹ 음을포함하는단어를사용하여술전과술후에명확한발음의정도차이를조사하였다 (Table 2). 검사에사용한단어는표준화된검사도구인 그림자음검사 에서사용되는 43개의단어를참고하여 ㄷ ㅅ ㄴ ㄹ 음을포함하는단어를선정하였다. 5) 소음이통제된공간에서각피검자가수술전 1일과수술후 1개월에 Table 2에제시된 16개의단어를듣고발음하게하였다. 술전, 술후모두동일한검사자에의해발음된예시를녹음하여피검자에게들려주었으며, 피검자의발음은집음기 (microphone) 에서 15 cm 떨어진상태를유지한동일조건에서측정녹음하였다. 검사자와피검 Table 2. Words used for test of articulation 독수리 [toks uri] 민들레 [mind lle] 달팽이 [talp h εŋi] 진달래 [tsindallε] 사탕 [sat h aŋ] 책상 [ts h εkśaŋ] 선물 [sлnmul] 풍선 [p h uŋs h Лn] Table 3. Parents subjective assessment of patients status Your child s impediment is Words 나무 [namu] 장난감 [tsaŋnanќam] 낙엽 [nagyлp] 누나 [nuna] Very mild, alomost normal 5 Mild 4 Moderate 3 Severe 2 Very severe 1 로봇 [robot h ] 노래 [norε] 라디오 [radio] 벌레 [pлlle] 자의음성녹음은음성지각소프트웨어인 Alvin(Hillenbrand, West Missigan Univ. 2004) 을사용하여시행하였다. 피검자의발음을녹음한 16개의단어를청취하여정, 오를표기하는방법으로 16개의단어중정확히발음된단어의수를평가하여표시하였으며, 수술전시행한검사와수술후시행한검사의결과를통하여발음의명료도차이를비교하였다. 평가자는검사자외 1명의평가자를선정하여평가의신뢰도를확보하도록하였다. 설소대절단술을시행한후환자의보호자가느끼는주관적인술후만족도에관하여조사하였다. 평소생활을하면서보호자가생각하는환자의혀의운동성및발음의상태를 5단계로나누어평가하도록하였고, 이를수술전 1 일과수술후 1개월에측정하여설소대절단술후보호자의만족도를조사하였다 (Table 3). 통계는 SPSS(version 15.0 SPSS INC., Chicago, IL, USA) 를이용하여 independent sample t-test로분석하였고, 95% 신뢰구간을설정하여 p value 는 0.05 이하일때통계학적으로의미있는것으로간주하였다. 절치간거리 검사결과모든나이군에서술전에비하여술후에높은값을보였고, 이는통계학적으로유의하 Table 4. The changes of Inter-incisor distance between pre- and post-operation Table 5. The changes of protrusion distance between pre- and post-operation ± ± ± ± ± ± ± ± Over ± ± Total 007.4± ± ± ± ± ± ± ± ± ± Over ± ± Total 015.0± ±

4 Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg 2010;53:491-6 Table 6. The changes of numbers of word which correctly pronounced between pre- and post-operation 였으며 (Table 4), 연령이증가할수록술후더많은개선을보였다. 혀돌출거리 검사결과역시모든나이군에서술전에비하여술후에높은값을보였으며, 이는통계학적으로유의하였다 (Table 5). 발음의명료도는모든연령군에서술전에비해술후에정확히발음할수있는단어의개수가증가하였다 (Table 6). 환자보호자를대상으로시행한술후만족도검사에서모든연령에서술후환자의상태가술전에비하여개선되었다 (Table 7) ± ± ± ± ± ± ± ± Over ± ± Total 008.5± ± Table 7. The changes of Parents subjective assessment score of patient s status between pre- and post-operation ± ± ± ± ± ± ± ± Over ± ± Total 002.3± ± 설소대단축증 (ankyloglossia) 은혀유착증 (tongue tie) 이라고도하며설소대가비정상적으로짧아서혀의운동성에장애를발생시키는선천성질환이다. 설소대단축증의유병률은 4.2% 에서 10.7% 로다양하게보고되고있다. 6) 유병률이다양하게보고되는주된이유는일반적으로정립된설소대단축증의진단기준이없기때문이다. 객관화된진단기준으로 Hazelbaker 가제시한설소대기능의평가기준 (The assessment tool for ligual frenulum function) 이있다. 5개의형태적평가 (appearance item) 와 7개의기능적평가 (functional item) 로이루어진이평가기준은설소대단축증의진단과치료에있어그유용성과신뢰성 이검증되었으나, 7) 설소대단축증환자가어린경우가많은것을감안하면실제임상적적용이어려운경우가많다. 이에다른연구자들은각각의진단기준을통하여설소대단축증을진단하고있다. 6) 본연구역시 Hogan 등 3) 이제시한설소대가혀의 25~100% 걸쳐있는상태와 Griffiths 4) 가제시한설소대가비정상적으로두꺼워져있고혀를내밀었을때특징적인하트모양이생기는상태, 두가지진단기준을함께적용하여진단기준으로사용하였다. 설소대단축증의정확한발병기전은알려져있지는않으나, X 염색체연관성구개열증후군 (X-linked cleft palate syndrome) 에서동반되어발생하고, Kindler 증후군, van der Wounde 증후군, Optiz 증후군과같은드문증후군에서도발생한다. 8) 다른안면부기형이없는환자에서상염색체유성유전 (autosomal dominent) 형태로나타나는경우도보고되고있다. 9) 또한임신시의코카인사용이신생아설소대단축증의원인으로제시된다. 10) 설소대단축증으로인하여발생할수있는임상증상역시논란이많다. 설소대단축증은수유시의모성유두통증, 수유장애로인한환아의체중증가장애등수유장애, 발음장애, 연하장애, 구강운동장애및호흡장애등의문제를유발할수있다. 1,2) 많은연구자들이혀의운동성장애로인한모유수유장애에대한연구를시행하여설소대단축증치료후증상의개선을보고하였다. 6) Klochars 와 Pitkaranta 11) 는설소대단축증치료를위하여방문한환자및보호자에게시행한설문결과 64% 가발음및조음장애, 18% 가혀의운동성장애로인하여치료를원한다고하였다. 이연구에서수유장애로인한경우는 8% 에불과했다. 이비인후과에서시행된본연구의경우에도설소대단축증치료를원하여방문하는모든경우가발음및조음장애로인한경우였다. 설소대단축증의수술적치료는 3가지술식으로시행되고있다. 설소대를단순절단하는설소대절단술 (frenotomy), 설소대를완전히절제하는설소대절제술 (frenectomy), 여러가지방법으로설소대단축증을해소하고해부학적이상을교정하는설소대성형술 (frenolplasty) 로분류할수있다. 8) 어떤술식이더유리한지에관해서는아직확립되어있지는않다. Messner 과 Lalakea 12) 의연구에의하면이비인후과의사의 61% 가설소대성형술을선호하나, 실제로는 40% 이상에서설소대절단술을외래나수술실에서시행한다. Heller 등 13) 은설소대성형술중 4 피판설소대성형술 (four flap Z-frenuloplasty) 을시행하는것이종횡설소대성형술 (transverse-vertical frenoloplasty) 을시행하는것보다혀의운동성과발음의교정을향상 494

5 Improvement of Tongue Mobility and Articulation after Frenotomy Lee HJ, et al. 시킬수있다고보고하였다. 이외에도 CO2 레이저를사용하여설소대절제술을시행하거나, argone plasma cutting electrode 를사용하여설소대절제술을시행하기도한다. 8) 본연구의경우에는수술시행의간편성과비용을고려하여설소대를수술용가위 (metzembaum scissor) 를사용하여박리한후절단된설소대의재유착을방지하기위하여흡수사로봉합하는변형된설소대절단술식을사용하였다. 설소대절단술, 설소대절제술, 설소대성형술의합병증은흔하지않다. 12) 수술부위의과다출혈이 3~8% 보고되었으며, 수술부위의재유착이 2~14% 보고되었다. 본연구과정에서는특이한합병증은발생하지않았다. 설소대단축증으로인한혀의운동성장애는여러연구에의해서증명되었다. 8) Lalakea와 Messner 14) 는정상대조군과의비교에의해설소대단축증환자가혀의돌출및거상에장애가있음을증명하였으며, 수술적치료를통하여혀의돌출및거상거리가증가됨을확인하였다. 이는다른연구자들의경우에서도유사한결과를보였다. 본연구에서 절치간거리 와 혀돌출거리 를통하여술후혀의움직임개선여부를평가한결과모든연령군에서혀의운동성이개선된결과를보였다. 조음에영향은주는요인으로는어음의식별력, 구강구조, 입과안면근육의운동, 치열, 연령, 지능, 주변환경적요인, 경제적요인등여러가지가있다. 15) 구강구조중혀는음식물의저작을도와주고연하작용을할뿐아니라발성시모음을형성하여발음을하게하고공명강을형성하여개인의독특한음색을나타내는작용을하게된다. 16) 그러므로혀의운동장애를일으키는원인이되는설소대단축증이조음의장애를일으켜발음의명료도에영향을끼칠것을예상할수있다. 설소대단축증의혀운동성장애로인한발음의장애는 s, z, t, d, l, j, zh, ch, th, dg 의경우에서발생할수있으며, 특히 r 발음시에현저하게관찰된다. 8) 한글의경우치조음중 ㄹ, ㅅ, ㅆ 발음시현저한장애가관찰된다. 17) 여러연구에서설소대단축증의수술치료후발음의개선을보고하고있다. Messner과 Lalakea 1) 는설소대성형술이후 81% 의환자에서발음의개선을보였음을보고하였다. Heller 등 13) 은수술술식에따라 40% 에서 91% 의환자에서발음의개선을보였음을보고하였다. 본연구에서는혀의운동장애로인하여조음의장애가있을것이라고예상하여혀끝이상절치에접근하였을경우정확한발음이가능한치조음 ㄷ ㅅ ㄴ ㄹ 음을포함하는 16개의단어를사용하여검사한발음의명료도조사는술전 8.5(±3.3) 개에서술후 9.9(±3.2) 개로개선된양상을보였다. 여러연구에의하여설소대단축증으로인한발음의장애가존재하며, 수술적치료로인하여발음의장애를개선시킬수있다고알려져있으나, 그개선여부를쉽게인지하기어렵다. 본연구에서설소대단축증환자의보호자를대상으로실시한수술후만족도조사에서만족도는술전 2.3(±0.6) 에서술후 3.2(±0.6) 으로개선된양상을보였다. 통계학적으로는유의한상승을보이나실제보호자는아직환아가 중등도 및 경도 의장애가있다고느꼈다. 이는보호자의관심이혀의운동성보다는발음의개선에초점이맞추어져있는경우가많기때문인데, 실제연구대상환자들은조음방법을습득하는과정에있어이로인한오류를줄이기위하여수술이후의검사시기를 1개월이후로설정하여술후발음의개선을보일충분한기간이형성되지못하여발음의개선정도가한계가있었기때문으로생각되며, 향후장기간의연구가필요할것으로생각된다. Messner과 Lalakea 1) 의연구와 Heller 등 13) 의연구에서는술후특정언어치료를실시하지않았음에도발음의개선을보였다고보고하였으나, Jung 등 15) 은설소대단축증환자에서설소대절단술이후조음점지시법과짝자극기법을순차적으로사용하여발음의명료도를개선하였음을보고하였다. 본연구를통하여저자들은설소대단축증환자에서술후혀의운동성과발음의개선을보임을알수있었으며수술후언어치료를통하여발음의명료도는더나은개선을보일것으로사료된다. REFERENCES 1) Messner AH, Lalakea ML. The effect of ankyloglossia on speech in children. Otolaryngol Head Neck Surg 2002;127(6): ) Lalakea ML, Messner AH. Ankyloglossia: does it matter? Pediatr Clin North Am 2003;50(2): ) Hogan M, Westcott C, Griffiths M. Randomized, controlled trial of division of tongue-tie in infants with feeding problems. J Paediatr Child Health 2005;41(5-6): ) Griffiths DM. Do tongue ties affect breastfeeding? J Hum Lact 2004; 20(4): ) Kim YT. Speech-languege diagnostic test. Daegu: Korean Speech-language & Hearing Association;1994. p ) Segal LM, Stephenson R, Dawes M, Feldman P. Prevalence, diagnosis, and treatment of ankyloglossia: methodologic review. Can Fam Physician 2007;53(6): ) Amir LH, James JP, Donath SM. Reliability of the hazelbaker assessment tool for lingual frenulum function. Int Breasrfeed J 2006;1(1):3. 8) Suter VG, Bornstein MM. Ankyloglossia: facts and myths in diagnosis and treatment. J Periodontol 2009;80(8): ) Klochars T. Familial ankyloglossia (tongue-tie). Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2007;71(8): ) Harris EF, Friend GW, Tolley EA. Enhanced prevalence of ankyloglossia with maternal cocaine use. Cleft Palate Craniofac J 1992;29 (1): ) Klockars T, Pitkaranta A. Pediatric tongue-tie division: Indications, techniques and patient satisfaction. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 495

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012임수진

012임수진 Received : 2012. 11. 27 Reviewed : 2012. 12. 10 Accepted : 2012. 12. 12 A Clinical Study on Effect of Electro-acupuncture Treatment for Low Back Pain and Radicular Pain in Patients Diagnosed with Lumbar