대한방사선의학회지 1993 ; 29 (6) : 1288"-'1294 Journal of Korean Radiological Society, November, 1993 연부조직의스파르가눔증 (Sparganosis) - Abstract- 한림대학교의과대학방사선과학교실 박기

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1 대한방사선의학회지 1993 ; 29 (6) : 1288"-'1294 Journal of Korean Radiological Society, November, 1993 연부조직의스파르가눔증 (Sparganosis) - Abstract- 한림대학교의과대학방사선과학교실 박기순 이열 정수영 박충기 이관섭 조인환 * 서형심 * 80ft Tissue 8parganosis Ki 800n Park, M.D., Yul Lee, M.D., 800 Young Chung, M.D., Choong Ki Park, M.D., Kwan Sup Lee, M.D., In Hwan Cho, M.D.*, Hyoung Sim Suh. M.D.* D epartm eη t 01 Radiology, College 01 Mediciη e, Hallym Univenity Sparganosis is a rare tissue-parasitic infestation caused by a plerocercoid tapeworm larva(sparganum), genus Spirometra. The most common dinical presentation of sparganosis is a palpable subcutaneous mass or masses. Fifteen simple radiographs and 10 ultrasonograms of 17 patients with operatively verified subcutaneous sparganosis were retrospectively analyzed to find its radiologic characteristics for preoperative diagnosis of sparganosis. The locations of the subcutaneous sparganosis were lower extremity, abdominal wall, breast, inguinal region and scrotum in order of frequency. The simple radiographs showed linear or elongated calcifications with or without nodular elongated shaped soft tissue mass shadows in 8 patients, soft tissue mass shadow only in 2 patients and lateral abdominal wall thickening in 1 patient. But no specific findings was noted in 4 patients with small abdominal and inguinal masses. We could classify the subcutaneous sparganosis by ultrasound into 2 types:one is long band-like hypoechoic structures, corresponding to the subcutaneous tunnel-like tracks formed by migration of sparganum larva and the other is elongated or ovoid hypoechoic nodules, representing granulomas. Long band-like hypoechoic structures within or associated with mixed echoic granulomatous masses were noted in 6 patients and elongated or ovoid hypoechoic mass or masses were noted in 4 patjents. In condusion, sparganosis should be considered when these radiologic findings-irregular linear calcifications on simple radiograph and long band-like hypoechoic structures on ultrasonography, corresponding to the subcutaneous tunnel-like tracks formed by migration of sparganum larva-are noted in the patients who have subcutaneous palpable mass or masses. And radiologic examination especially ultrasonography is veη helpful to diagnose sparganosis Index Words: Parasites Soft tissues, US studies Soft tissues, calcification * 대림성모병원방사선과 * Departηwnt 01 Radiology, Daelin S. Mary 's Hosptial 이논문은 1993 년 3 월 20 일접수하여 1993 년 5 월 17 일에채택되었음

2 박기순오 1 : 연부조직의스파르가늠증 Table 1. Location of Subcutaneous Masses 서 스파르가눔증 ( Spa 쟁 aη osis) 이란개나고양이같은포 유류의소장에기생하는조충류 ( tapeworm) 인 Spirometra spp 의 p l erocercoid 인 sparganum 이인체에침 입하여기생하는질환으로 ( 1, 2) 낭미충증과함께우리나 라의주요조직내침입기생충의하나로서현재까지문헌 상약 100 예이상이보고되고있다 (3-9 ). 최근스파르가 눔증의증례가증가하고있으나피하조직이나근육등에 표재성종괴를형성하는경우가대부분으로특별한방사 선학적검사없이외과적으로적출하는경우가많아그 방사선학적소견에대한보고는거의없는실정이 이에저자들은피하조직, 근육등연부조직에종괴를 형성하여수술및병리조직학적으로스파르가눔증으로확 진된 1 7 명의환자에서그방사선학적소견을알아보고자 하였 대상및 론 방법 년 3 월부터 1993 년 2 월까지한림대학교병원에서 피하조직이나유방, 근육등연부조직에종괴를주소로내 원하여방사선학적검사를시행한후외과적적출을시 행, 병리조직학적으로스파르가눔증으로확진된 1 7 명의 환자를대상으로하였 연령분포는 4 세에서 76 세까지 다양하였고평균연령은 37 세였으며, 남자 10 명, 여자 7 명이였 함 ) 17 명의환자에서수술전시행한단순촬영 ( 유방촬영포 15 예와초음파검사 10 예의검사소견을분석하여그 방사선학적특정을검토하였 7~ E 르 종괴의분포는총 17 예중하지 9 예, 복벽 3 예, 서혜부 3 예, 유방 3 예등이었고하지에종괴가있던 1 예에서는 양측사지와음냥에서종괴가관찰되었다 ( Table 1). 하 지에서종괴가관찰되었던 9 예중 8 예는대퇴부에서, 는 calf 에서각각관찰되었 1 예 종괴의숫자는 1 개의종괴 로촉지된경우가 7 예, 2 개가 5 예, 3 개이상촉지된경우 가 5 예있었 종괴가 3 개이상다발성으로촉지된 5 명 중 2 명에서는과거력상음낭과사지에각각종괴가촉지 Location Number of cases AbdollÙnal wall 3 Inguinal region 2 Scrotum 1* Lower extrellùty 9(1)* Breast 3 Total 17 *One patient had m비 tiple subcutaneous masses in both thigh and scrotum bilaterally 되어수술을한바모두스파르가눔증으로확진되었던환 자이었 촉지된종괴의크기는 5mm-6cm 이었 각 환자에서수술시제거된 sparganum 충체의수는 1-5 마리였고, 충체의길이는 2-30cm 로다양하였 임상증상은 17 예중 9 예에서호소하였는데동통 4 예, 소양증 3 예, 흉반성피부변화 2 예등이었고서혜부나대 퇴부에병변이있었던 4명에서는이행 ( migration ) 하는 종괴를호소하였 전례에서백혈구나호산구증가와같 은기생충감염시흔히나타나는혈핵학적이상소견은 없었으며기생충질환에서시행하는 ELISA t est 를시행 한경우도없었 감염경로는 6 예에서는개구리나뱀등 을먹은경력이있었고 2 예에서는민물고기회를자주먹 은경력이있으며 2 예에서는식수로사용하는우물물이 오염되어감염된것으로추정된 서는확실한감염경로를추적할수없었 그러나나머지 7 명에 방사선학적 검사는일반단순촬영을실시한경우가 15 예 ( 유방촬영 3 예포함 ), 초음파검사 10 예였으며이중일반단순촬영과 초음파검사를동시에시행한경우가 8 예였 일반단순촬영을실시한 1 5 예중 6 예에서는선상의석회 화음영이관찰되었고이중 4 예에서는결절형종괴음영이 동반되었다 ( Fig. 1,2a). 석회화음영만관찰된경우는 2 예 로대퇴부에종괴가있던경우였 결절형종괴음영만 관찰된경우는 4 예였 복벽비후만관찰되었 없었는데이들은각각복벽종괴 2 예, 또 1 명은단순복부촬영상좌외측 나머지 4 예에서는특이소견이 서혜부종괴 2 예였 일반단순촬영상부위에따른특정적인소견은없었 q (Table 2). 초음파검사 10 예의소견은길다란띠 ( band) 모양의저 에코로관찰된경우와난원형이나길쭉한타원형의저에 코종괴로관찰된 2 종류로대별할수있었다 (Tab l e 3). 4 예에서는길다란띠모양의저에코구조와함께혼합에 코형결절이같이관찰되었다 ( Fig. 2b,c,3). 수술시띠모

3 대한방사선의학회지 1993 ; 29 (6) : 1288~ 1294 a Fig. 1. Soft tissue sparganosis of left calf. On radiogram, multiple irregular linear or elongated caicifications are noted in the mediai aspect of the left caif. b Table 2. Simple Radiographic Findings of Soft Tissue Sparganosis Findings Number of cases(%) CaIcification Associated nodular mass shadow 4 Calcification only 2 Nodular mass shadow only Abdominal wall thickening Negative Total 6(40.0) 4(26.7) 1 ( 6.7) 4(26.7) 양의저에코는이행 ( migration ) 하는충체에의해형성된 터널형의통로임을확인할수있었 15 또종괴가촉진되 는부위에서관찰된윤곽이불분명한혼합형에코의결절 은충체와충체주위염증반응으로인한육아종성지방조 직이었 외측복벽에병변이있던환자에서는띠모양 c Fig. 2. Subcutaneous sparganosis of scrotum and bilateral thigh. a. Simple radiograph shows multiple nodular mass shadows with calcifications(black arrow) in the scrotum and several irregular linear or elongated calcifications(white arrows) in the medial aspect of the both thighs. b. Longitudinal ultrasonogram of the right thigh shows a long band-like hypoechoic structure c. Longitudinal ultrasonogram of the left thigh aiso shows a long band-like hypoechoic structure and elongated ov 외, hypoechoic nodule(markings)

4 박기순오 1: 연부조직의스파르가눔증 Table 3. Ultrasonographic Findings of Soft Tissue Sparganosis Findings Number of cases(%) a Long band like hypoechoic 4(40.0) structures within or associated ill defined mixed echoic masses Ova1 or elongated hypoechoic 4(40.0) nodules Mixed pattern 2*(20.0) Total 10 *One patient had multiple masses in right thigh and the other had multiple masses in both side thighs and scrotum. 의저에코소견과함께국소성복벽비후소견이같이관 찰되었 4 예에서는난원형이나길쭉한타원형의저에코 종괴로관찰되었고 ( Fi g. 4 ). 수술시낭성또는농양성육 아종으로확인되었으며주위에서충체가발견되었 나 머지 2명의환자에서는혼합형으로길다란띠모양의처에코와난원형또는타원형의저에코종괴가같이관찰되었는데 1명은우측대퇴부에, 다른 1명은양측대퇴부와음낭에각각다발성의촉지되는종괴가있었던환자였 초음파검사를시행했던전례에서석회화소견을시사하는고에코음영에동반된후방음영은발견할수없었 초음파검사에서도일반단순촬영에서와같이부위에따른특징적인소견은없었 고 숫 L 드긍 c Fig. 3. Soft tissue sparganosis of the right thigh a. Longitudinal ultrasonogram shows long band-like hypoechoic structure within ill defined mixed echoic mass b. Transverse ultrasonogram shows hypoechoic structures in the 5x3cm sized mass like elongated oval, ill defined mixed echoic lesion(markings) at the palpable mass. c. Pathologic specimen shows a 5x3cm sized elongated oval shaped yellowish mass and a 25xO.8xO.2cm long whitish sparganum larva. Part of the worm is noted in the granulomatous mass. 스파르가눔증은개나고양이를종숙주로하는 Spirometra 의유충형태인 sparganum 이인체에침입하여피하조직, 근육등을이행함으로써조직의괴사나농양등을유발하고종괴를형성하게된다 (1, 2 ). 인체기생은 년 Manson이중국원주민의신장에서 12개의리본모양의충체를처음발견한이래일본, 중국, 한국, 동남아시아와미국남부지역에서주로발생한다고알려져있 다 (1, 2, 10-11l. 국내에서는 년 Uemura 가농부의 하지를절단중우연히발견하여보고하였고이후활발한연구와임상보고가이루어져왔다 ( 3-9, 12-16) Sparg anum 은 Spirometra erinacei ( 과거 Spi γ ometra manson 만손열두조층이라함 ) 의 plerocer

대한방사선의학회지 1993; 29 (6) : 128 8 ~1294 a b Fig. 4. Soft tissue sparganosis of right inguinal area. a. Longitudinal sonogram shows about 5mm to 1cm sized, three oval or elongated hypoechoic nodules. b. Transverse sonogram shows same finding.

5 대한방사선의학회지 1993; 29 (6) : ~1294 a b Fig. 4. Soft tissue sparganosis of right inguinal area. a. Longitudinal sonogram shows about 5mm to 1cm sized, three oval or elongated hypoechoic nodules. b. Transverse sonogram shows same finding. coid 유층으로형태학적으로충체는리본형으로가늘고 길며유백색을띄는납작한형태인데주름 ( 위결절 ) 이있 으며길이는 3-4 cm에서 1m 이상까지다양하며살아있 는경우활발한운동을한 인체감엽은 (1) Procercoid 유충에감염된제 1 중간 숙주인물벼룩 (cyclo ps ) 이있는물을마시거나 (2) Plerocercoid 유충에감염된제 2 중간숙주인어류, 양서 류, 파충류및포유류를생식하거나불충분하게조리된 것을먹었을때 (3) P l e roce rco id에감염된뱀, 개구리 의살이나껍질을안질또는피부염의환부에습포용으로 사용하였을때 (4) Pl eroce r co id가수지나식기에부착 되어있을때감염될수있다 ( 3, 10, 16). 생활사는성충인 Spirometra er찌 acei 는중숙주인개 나고양이의장관에서기생하는데충체에서배출된충란 은수중에서 7-1 4일이내에부화하여 c o r ac idium 이된 이를제 1 중간숙주인물벼룩 (c yclo p s) 이섭취하면 이 corac idium이물벼룩의장내에서 procercoid 유충이 되고, 그감염된물벼룩을제 2 중간숙주인어류, 파충류 ( 개구리, 뱀 ) 등이섭취하면 procercoid 유충은장벽을 뚫고여러장기및피하조직으로이행하여 plerocercoid 유충, 즉 sp a rga num으로성숙한 종숙주인개나고양 이가감염된개구러나뱀등을먹으면 plerocercoid 유 충은소장에기생하여성충으로자란다 ( 2, 10, ). 사 람은중간숙주와종숙주의역할을하는데대부분의경우 procercoid 유충이섭취되면장내에서성충으로발육하 지못하고제 2 중간숙주에서처럼장벽을뚫고조직으로 이행하여기생함으로서인체스파르가눔증을유발한 기생부위는어느부위에도침투할수있으나대개복벽, 흉벽, 서혜부등피하결체조직및지방조직이나근육내에 주로기생하며, 그외안와, 요도, 음냥, 부고환, 뇌등에 서도발생할수있다 (3-9, ). 임상소견은서서히자 라는피하종괴로압통, 소양감등이있기도하며, 때로는 이행하는피하종괴를형성하여종괴가나타났다가다시 없어지기도한 또백혈구증가와호산구증가가동반 될수도있다 ( 5, 10, 11). 저자들의경우에는대퇴부에병 변이있었던 4 명에서이행하는종괴를호소하였으나전례 에서백혈구나호산구증가소견은없었 진단은대개피하조직에서종괴가촉지될때환자의임 상증상과개구리나뱀등의생식습관등으로의심할수 있으며효소면역측정법 (E LI SA ) 등혈청학적진단이도움 이되기도한다 (4, 2 0 ). 저자들의경우 6 예에서는개구리 나뱀등을먹은경력이있었고 2 예에서는민물고기회를 자주먹은경력이있으며 2 예에서는식수로사용하는우물 물이오염되어감염된것으로추정된 인체조직내에서 숙주조직반응은주로충체에인접한조직에국한되며충 체가움직임에따라통로 (t r act) 를따라서조직이파괴되 어 nuclear debris, fi brin deposits 및염증세포로구성 된괴사성물질을형성한다 ( 11, 12). 따라서수술시육안 소견상섬유지방성피하조직에길다란통로 ( tr ac t ) 모양의 공동과함께내부에충체인 spa rganum 이관찰되기도하 는데, 이때주위벽은육아조직과섬유성조직으로되어 있고임파구, 조직구, 중성구, 호산구, 형질세포등의침 윤이있 또한흔히촉진되는염증성종괴는출혈, 괴 사등으로인하여농양이나낭포처럼관찰되기도한다 (11 - l3). 표재성연부조직에발생한스파르가늠증에있어서임상 적문제점은대부분의경우육아종, 농양등염증성종괴 는물론지방종, 섬유종, 피하낭포와같은연부조직종양

6 박기순외 : 연부조직의스파르가눔증 이나임파선종대등과감별이어렵고적절한진단및치 가있었던 2 명에서는난원형또는길쭉한타원형의처에 료방법이없으며전적으로충체의외과적적출에만의존 코종괴도같이관찰되었 난원형또는길쭉한타원형 한다는점이다 ( 2 1). 연부조직의스파르가눔증의경우현 의저에코종괴로만관찰된후자의경우는 4 예에서관찰 재까지문헌상방사선학적검사가진단에도움이된다는보고는거의없는데이는스파르가눔증이피하조직이나근육등에표재성종괴를형성하는경우가대부분으로특별한방사선학적검사없이외과적으로적출하는경우가많기때문이 Sparganum은냥미충과는다르게활발히움직여서노 할수있었는데수술시종괴주위피하조직에서충체가발견되었고종괴자체는충체는없이낭성또는농양성변화가있는육아종으로판명되었는데이는충체가죽어퇴행성변화를하고있거나충체에의한단순염증성종괴로사료된 초음파검사를시행했던 10예모두석회화를시사하는 화현상을나타내지않아감별된다고알려져있으나 ( 12 ) 특이소견은관찰되지않았 단순 X 선촬영에서석회 단순 x - 선검사에서석회화음영이발견되며 ( 6, 22 ) 본례 화음영이뚜렷하게보였던 2 명에서는초음파검사를시행 에서도단순촬영을시행한 15 명중 6 명에서길다란다발 하지않았고, 희미하게석회화음영이관찰되었던 3 명에 성석회화음영이관찰되었 이는주로충체에의한주 서는초음파상석회화음영을시사하는고에코음영이나 위조직의염증반응으로이영양성석회화 ( d yst r o phic 후방음영을찾을수없었 우측서혜부에저에코종괴 ca 1c ification) 이며일부는충체가고착화되면서노화현 로관찰되었던환자에서수술후병리조직소견상석회화소 상을나타내는것으로사료된 이때단순촬영에서석회 견이보였으나초음파상에서는석회화소견을시사하는고 화음영은혈종, 혈관종도는낭미충증등과감별해야한 에코음영이이에흔히동반되는후방음영은보이지않았 스파르가눔증의석회화음영이낭미충증의석회화음 영과다른점은석회화모양이더욱길며경우에따라서 3cm 이상긴것도발견되며불규칙한것이특징인것으로 초음파검사의경우현재까지문헌상보고된것은없으 나저자들의경우초음파검사를시행한 10여l 중 6예에서 생각된 반면낭미충증은석회화모양과크기가비교적 이행 (migration) 하는충체에의해형성된특정적인터널 동일하며밥알모양으로신체양측이대칭적인경우가많 형의통로가저에코로관찰된것으로보아테이프나끈 그리고혈관종에서흔히보이는정맥석 ( phlebolith) 모양의저에코가표재성종괴에서관찰되는경우스파르 은석회화모양이퉁글며내부에저음영이통반되는것이 가눔증의가능성을염두에두어야할것이 이경우혈 특정적으로쉽게감별이된 석회화소견이외에단순 관종이나임파선종등을감별해야한다고사료된 또한 촬영상희미하게종괴음영이관찰될수있으며실제로본 례에서도 8 예에서종괴음영이관찰되었 그러나복벽과 저에코종괴로관찰되는경우는임파절종대나피지낭포 등과도감별해야할것이다 ( ). 서혜부에각각종괴가있었던 4명에서는단순촬영상특이소견이관찰되지않았는데이는종괴가 3cm미만으로크기가작고, 또그부위가연부조직이나골음영등과중복 츠 }τ1 무허 되어구분이되지않았던것으로사료된 초음파검사상에서피하조직종괴는길다란띠모양의 저에코로관찰된경우와난원형또는길쭉한타원형의저 에코종괴로관찰된 2 종류로대별할수있었 전자의 경우 6 예에서관찰할수있었는데실제로수술시섬유지 방성피하조직내낭성의통로 ( track ) 가확인되었고일부 는그안에서앓고길다란충체가발견되었 초음파상 관찰되었던혼합형에코의종괴는수술결과충체와충체 주위염증반응으로인한육아종성조직이었 유방종괴 환자에서는수술시가성낭성공간에소량의액체와함께 충체가구불구불하게뭉쳐있는것이발견되었는데이는 충체가더이상이행하지않고한곳에오래고착되어주 위염증으로종괴를형성하고충체자신은낭성공간내에 기생해있는것으로추측된 또대퇴부에다발성종괴 1. 서병설. 최신임상기생충학, 개정중판, 일조각, 서울 ; Beaver PC, Jung RC, Cupp EW. Clinical parasitology. 9th ed. Philadelphia: Lea & Febiger, 1984; Cho SY, Bae JH, Seo BSm Lee SH. Some aspect of human sparganosis in Korea. Korean J Parasitol 1975; 13:60-77, Chang KH, Cho SY, Chi JG, Kim WS, Han MC, Kim CW, Myung H, Choi SK. Cerebral sparganosis: CT characteristics. Radiology 1987; 165: 김현철, 이영주, 최창식. 인체기생스파르가눔증. 외과 학회지 1989; 36 (4) : 고경식, 정형근, 박명재, 서환조외. 보신관광에서감

7 대한방사선의학회지 1993 ; 29 (6) : 1288~ 1294 염된수입성 sparganosis 1 예. 감염 1992 : 24 (1) : 이면진, 이남규, 오달봉, 김동환. 음낭에서서혜부로 이행한 sparganum manosoni 1 예. 지 1977 : 18(6) : 대한비뇨기과학회 8. 이상준, 오수명, 박용철, 양문호. 횡행결장및 mesocolon에발생한 lingula상유열두조충증. 외과학 회지 1978 : 20 (1l) : 이철웅, 이송회, 박병국. 안와 sparganosis. 대한안과학회잡지 1971 : 12 : Chapman HB, Daniel HC. Pathology of tropical and extraordinaη disease. AFIP 1876; 2: Norman SH, Kreutner A. Sparganosis. Clinical and pathologic observations in ten cases. South Med J 1980; 73: Chi JG, Chi HS, Lee SH. Histopathologic study on human sparganosis. Korean J Parasitol 1980; 18: Chok WJ. Migration and distribution of spargana in body of experiment떠 ly infected rnice. Korean J Parasitol 1984; 22: Kim, CH, Cho JH, Cheung, BS. The occurence of sparganum in the tissues of forgs in Korea Korean Modern Med 1967; Cho SY, Hwang Kl, Seo BS. On the spoarganum mansoni infection in some Korean terrestrial snakes. KoreanJ Parasitol 1984; 11(2): Lee SH, We JS, Sohn WM, Hong ST, Chai JY Experimental life history of spirometra erinacei KoreanJ Parasitol199; 28(3): Fung CF, Ng THK, Wong WT. Sparganosis of the spinal cord. Case report. J Neurosurg 1989; 71 : Yamashida K, Akimura T, Kawano K, Wakuta Y, Aoki H, Gondou T. Cerebral sparganosis mansoni. Report of two cases. Surg Neurol 1990; 33: Mark H, June A, Jeffery L, Garγ KS. Cerebral spoarganosis: Case report and review. Rev Infect Dis 1991; 13: Kim H, Kim SY, Cho SY. Serologic diagnosis of human sparganosis by means of rnicro-elisa. Koran J Parasitol 1984; 22(2): Chai JY, Yu JR, Lee SH, Kim SI, Cho SY. Ineffectiveness of praziquantel treatment for hyman sparganosis(a case report). Seoul J Med 1988; 29(4): 최영호, 오현주, 정연권, 이성찬. 여성유방에발생한 다발성스파르가눔증. 외과학회지 1992 : 43(2) : 양병성, 조기복, 박진균, 강형근, 정현대. 전신표재성 종괴의초음파진단. 대한초음파의학회지 1986 : 5(1) : 박철규, 차은숙, 이명희, 하현권, 신경섭, 박용휘. 사 지연부조직종괴의초음파소견 : 6(1) : 대한초음파의학회지 25. Slaky BS, Le 따 ey JL, Siolnick ML, et al. Sono graphy of soft tissues of extrernities and trunk Sernin Ultrasound 1982; 111: Miller EI, Rogers A. Sonography of the anterior abdorninal wall. Semin Ultrasound 1982; 3:

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