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1 Korean Journal of Obstetrics and Gynecology Vol. 53 No. 8 ugust 2010 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 순천향대학교의과대학부천병원산부인과 1, 영상의학과 2, 병리과 3, 순천향대학교의과대학기생충학교실 4, 순천향대학교의과대학서울병원산부인과 5 김태희 1 이해혁 1 정수호 1 이범하 2 곽정자 3 남해선 4 차상헌 5 Vulva sparganosis misdiagnosed as a artholin s gland abscess Tae Hee Kim, M.D. 1, Hae Hyeog Lee, M.D., Ph.D. 1, Soo Ho Chung, M.D. 1, oem Ha Yi, M.D. 2, Jeong Ja Kwak, M.D. 3, Hae Seon Nam, M.D., Ph.D. 4, Sang Heon Cha, M.D. 5 Departments of 1 Obstetrics and Gynecology, 2 Radiology, 3 Pathology, Soonchunhyang University ucheon Hospital, ucheon; 4 Department of Parasitology, Soonchunhyang University; 5 Department of Obstetrics and Gynecology, Soonchunhyang University Seoul Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, Seoul, Korea Sparganosis is a parasitic infection caused by the plerocercoid larvae of diphyllobothroid tapeworms belonging to the genus Spirometra, as first described by Manson in The infection is transmitted by ingestion of contaminated water, frogs, and snakes, and contact between a second intermediate host and an open wound or mucus membranes. Humans are accidental hosts in the life cycle, but dogs, cats, and other mammals are definitive hosts. Once a human becomes infected, the plerocercoid larvae migrate to a subcutaneous location, where they typically develop into a painful nodule. We misdiagnosed vulva sparganosis as a artholin s gland abscess. The patient was a green consumer, so she may have been infected by consuming health foods. Sparganosis should be considered as a cause of soft tissue masses especially among patients who have ingested health foods. Key Words: Sparganosis, artholin s gland abscess 스파르가눔만소니 (Sparganum mansoni) 는개나고양이를숙주로하여기생하는광절열두조충 (Diphyllobothrium mansoni) 의충미충 (plerocercoid) 형으로 1850 년 Diesing 은성충이명확하지않은광절열두조충의충미충을칭하여스파르가눔이라하였다. 인체기생예는 1881 년중국에서 Manson 이인체의사체에서리본형충체가발견되고 Cobbold 는이를혀돌기 (lingual) 의일종으로생각하여혀돌기만소니 (lingual mansoni) 라명명하였다. 1 현재우리나라에서는스파르가눔증 (sparganosis) 이 1924 년보고된이래로인체기생부위는대부분안와, 안검, 2 흉 벽, 3 하지의연조직, 4 척추 5 음낭과방광 6 등으로주로남성에서발생하였고, 여성생식기에서보고된경우는대한산부인과학회잡지에 1983 년, 년 8 과 1995 년 9 에모두 3예가보고되었다. 이처럼드물게여성생식기계에서발생하였고, 산부인과영역에서발견된기생충은지난 10여년간발표된예가없다. 하지만본예는바르톨린샘의농양을의심하여수술을시행했던경우로스파가눔증의역학적인변화와생활사를통해서본예를중심으로진단과치료관리에대해서산부인과적인관점에서문헌고찰을통해보고하고자한다. 접수일 : 채택일 : 교신저자 : 이해혁 hhl22@schbc.ac.kr 환자 : 권 0 0, 52 세 증례

김태희외 6 인. 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 주소 : 우측하부외음부의커졌다작아졌다하는종괴를주소로내원하였다. 산과력 : 2-0-1-2 ( 제왕절개수술 2번 ) 월경력 : 초경은 15세에있었고, 월경양과월경통은특별히없었다. 과거력 : 환자가 45세이던 7년전자궁근종으로복식전자궁절제술을시행받았었고, 같은해좌측난소낭종제거수술을받았다.

이학적소견 : 혈압 120/80 mm Hg, 맥박 80회 / 분, 호흡 21회 / 분, 체온 37.3 o C로특이소견을보이지않았다. 복부에는제왕절개수술과전자궁절제술등총 4회의개복수술상처이외에특이소견은없었다. 검사실소견 : 내원당시시행한혈액검사에서혈색소 13.4 g/dl, 적혈구용적 40%, 백혈구 4,310/mm 3, 호산구는 2.

2 김태희외 6 인. 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 주소 : 우측하부외음부의커졌다작아졌다하는종괴를주소로내원하였다. 산과력 : ( 제왕절개수술 2번 ) 월경력 : 초경은 15세에있었고, 월경양과월경통은특별히없었다. 과거력 : 환자가 45세이던 7년전자궁근종으로복식전자궁절제술을시행받았었고, 같은해좌측난소낭종제거수술을받았다. 2년전위염치료를받았다. 가족력 : 특이사항없었다. 현병력 : 4개월전부터지속된우측하부외음부종괴로내원 1주일전부터종괴의크기가커졌다. 작년겨울발생후부터피곤하거나스트레스는받을때크기가커지고뻐근한통증이느껴졌으며, 한번크기가커지면 2일내지 3 일정도지속되었다. 크기가커질때면딱딱한덩어리로만져졌으며, 가끔은우둘투둘하게 2 3 개의덩어리로만진다고호소하였다. 이학적소견 : 혈압 120/80 mm Hg, 맥박 80회 / 분, 호흡 21회 / 분, 체온 37.3 o C로특이소견을보이지않았다. 복부에는제왕절개수술과전자궁절제술등총 4회의개복수술상처이외에특이소견은없었다. 검사실소견 : 내원당시시행한혈액검사에서혈색소 13.4 g/dl, 적혈구용적 40%, 백혈구 4,310/mm 3, 호산구는 2.8%, 혈소판 230,000/mm 3 이었다. 간기능검사에서 LT 26 IU/L, 총단백질 7.9 g/dl, 혈청알부민 4.8 g/dl, 혈액응고검사상 PT 125%, aptt는 25.2초, 요검사, 신기능검사, 심전도와흉부 X-선검사, 내시경검사등에서는모두특이소견을보이지않았다. 간염항원항체검사와매독검사는음성이었다. 복부및골반 computed tomography (CT) 소견 : 전자궁절제술상태였으며, 우측외음부에조영증강이되지않는다수의결절이있으며, 이는내부에지방조직이나석회화는보이지않으나, 주변에지방의침윤이있었다. 복강내에는적은양의복수가보이며, 양측임파선및엉덩이양쪽에특이소견을보이지않았다 (Fig. 1). 수술소견 : 우측외음부에서 32 cm 길이의하얀색깔의테이프모양이물질표본을제거하였다 (Fig. 2). 병리조직사진 : 확대사진상에호산구증가와거대세포가관찰되었다 (Fig. 3). 진단 : 유충을확인하였고특수염색법 (trichrome stain) 을통하여스파르가눔증으로진단하였다. 일차수술후외음부경피초음파검사소견 : 우측외음부에 2개의석회화를보이는병변이남아있으며, 크기는약 3.6 mm, 피부에서바로직하방에서관찰되고있었다 (Fig. 4). 수술후경과와재수술 : 일차수술후에외음부경피초음파검사상머리부분으로추정되는이물질이남아있는 Fig. 1. CT showed nonenhancing multiple nodular lesions at right sided vulva. () Coronal view of vulva and perineum. () Sagittal view of vulva and perineum

대한산부회지 제53권 제8호, 2010 것이 보여서 재수술을 시행하기로 하였고, 재수술 시에 두 부분으로 나누어져 있는 몸통의 나머지 부분과 머리

고 찰 사람에서 스파르가눔증은 주로 아프리카와 동남아시아 지역을 중심으로 보고되었고, 이는 이 지역이 기생충 감염 10 률이 높기 때문이다.

Specimen showed a sparganum. 기생충 발생 빈도가 줄어들고 있다. 하지만 IDS나 면역 C D Fig. 3.

() Microscopic findings showed massive infiltration of acute and chronic

() There were a few foreign body giant cells (H&E stain, 100).

3 대한산부회지 제53권 제8호, 2010 것이 보여서 재수술을 시행하기로 하였고, 재수술 시에 두 부분으로 나누어져 있는 몸통의 나머지 부분과 머리 부분 을 외음부 경피적 초음파 검사하에 완전히 제거하였다 (Fig. 5). 고 찰 사람에서 스파르가눔증은 주로 아프리카와 동남아시아 지역을 중심으로 보고되었고, 이는 이 지역이 기생충 감염 10 률이 높기 때문이다. 환경과 위생관련 시설이 좋아지고, 식습관의 개선과 교육적인 효과, 약제의 발달로 인해 인체 Fig. 2. Specimen showed a sparganum. 기생충 발생 빈도가 줄어들고 있다. 하지만 IDS나 면역 C D Fig. 3. There were pathologic findings. () Microscopic findings showed massive infiltration of acute and chronic inflammatory cells containing many eosinophils (H&E stain, 100). () There were a few foreign body giant cells (H&E stain, 100). (C) The organism was non-segmented and have thick eosinophilic tegmentum and irregularly scattered bundles of longitudinal muscle fibers (H&E stain 20). (D) The high power view of muscle bundles showed reddish muscle fibers (Trichrome stain, 200)

김태희외 6 인. 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 Fig. 4. There were translabial ultrasonographic finding during re-operation.

There were re-operation finding. () There is re-operation site assisted by radiologist. () There was a removed remnant.

스파르가눔은세가지종의성충의형태가있는데, 1) Spirometra erinacer, 2) S. mansoni와 3) S. mansonoides 로지역분포가다소다르지만지역에따라 S. erinacer 는아시아에분포하고, S.

12 스파르가눔은비증식형과증식형으로나눌수있는데비증식형은천천히자라고 번식을하지못하는반면, 증식형은한피막내에여러개의충체가있으며골조직을제외한모든장기를침범할수있어치사율이높지만매우드물어국내와국외에서주로보고된것은대부분비증식형이다.

4 김태희외 6 인. 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 Fig. 4. There were translabial ultrasonographic finding during re-operation. () There was a nodule at right sided vulva. () There was Doppler finding a nodule at right sided vulva. Fig. 5. There were re-operation finding. () There is re-operation site assisted by radiologist. () There was a removed remnant. 성질환이있는환자에서발견되면서다시기생충에대한관심이높아지고있다. 11 열두조충과에속하는조충류의충미충 (plerocercoid) 유충이인체내에기생하여생기는질병으로이를스파르가눔증 (sparganosis) 또는만손고충증이라고한다. 스파르가눔은세가지종의성충의형태가있는데, 1) Spirometra erinacer, 2) S. mansoni와 3) S. mansonoides 로지역분포가다소다르지만지역에따라 S. erinacer 는아시아에분포하고, S. mansoni 는유럽, 아프리카등지에분포하고 S. mansonoides 는북미지방에분포한다. 모두한가지종의변형이라는설도있다. 형태적으로는스파르가눔의충체는백색이며, 길이는수 cm, 폭은 2~3 mm 정도의크기이다. 12 스파르가눔은비증식형과증식형으로나눌수있는데비증식형은천천히자라고 번식을하지못하는반면, 증식형은한피막내에여러개의충체가있으며골조직을제외한모든장기를침범할수있어치사율이높지만매우드물어국내와국외에서주로보고된것은대부분비증식형이다. 13 인체감염의경로는유충이기생하는물벼룩에오염된물을섭취하는경우와, 뱀, 개구리등을먹은닭의근육을완전히익히지않고먹음으로써형성되거나, 스파르가눔으로감염된뱀혹은개구리의근육을피부에직접습포한경우, 제2 중간숙주인개구리혹은뱀을섭취한포유류를익히지않고먹은경우로생각된다. 14 사람은주로중간숙주의역할을하는데, 충미충유충을섭취하면장내에서는성충으로발육하지못하고, 장벽을뚫고주위조직으로움직여서인체스파르가눔증이발생되는것으로알려져있다. 15 한국인의주된감염

5 대한산부회지제 53 권제 8 호, 2010 경로로는뱀을생식한남성에게서생긴다. 현재 10여년간발생이되지않은상황에서발생한스파가눔증은비록드물지만감염경로를파악하는것이중요할것으로보인다. 본예의감염경로를추적한결과, 과거우리나라의대다수감염경로였던뱀을익히지않고먹었던경우와달리, 본환자가생고기를전혀먹지않아제2 중간숙주를섭취한포유류에의한기생충감염의위험요인이없었으며, 동남아시아등해외여행을한적이없었으며, 생선이나육류의생식을전혀하지않았으며, 평소익히지않은음식은먹지않는다고하였다. 본환자가유기농음식을즐겨섭취하고, 친환경음식을선호하는것으로보아유기농채소의감염된유충으로부터발생되었을것으로도추정된다. 전반적인기생충의감염경로는식품또는물에의한감염으로보고된것으로보아현대사회의문화적인발달배경속의유기농음식에대한주의도필요할것으로보인다. 16 스파르가눔의주요발생부위는근육과피하조직으로보고되고있으며국내에보고된경우도있다. 17 본예에서도바르톨린샘농양으로오인된것처럼초기진단되어수술시에제거하기전까지는진단이이루어지지않는경우가대부분이다. 간혹수술전에검사상호산구증이증가하고피부에서보이는경우도있다. 항스파르가눔 (antisparganum) ELIS 검사가조직검사후에확진으로이용된다. 수술전에는환자의문진상본환자의경우도바르톨린샘농양으로추정되었으나스트레스나상황에따라서종괴의변화가있었고, 종괴의움직임을느끼면서통증을호소했던것처럼통증을동반한움직임이있는만져지는피하지방조직을주증상으로할때진단을고려하여야한다. 본환자의경우종괴의크기가변한다고호소를하여바르톨린농양의증상과일치하지않는점이있어외음부의컴퓨터단층촬영 (CT) 을시행하였다 (Fig. 1). 병리조직학적증거로중심부의괴사와석회소구 (calcospherules) 를동반한만성육아종성염증소견과병리소견으로감별이어려운경우에는혈청학적진단법이사용될수있는데, 그중에서 ELIS 가특이 IgG 항체가의상승이있을수있다. 18 본예에서는문진상으로도진단을의심할수없었으며, 외음부 CT를통해서이물질을의심하였다. 또한본증례는과거에전자궁절제술을포함하여총 4 차례개복수술을시행한적이있어수술당시에나온스파르가눔이테이프모양의거즈나이물질로오인될수있었으나병리조직검사소견을통해발견되어최근기생충을경험하지못한의사들에게는기생충의가능성에대한고려를해볼수있는자료가될것으로보인다. 본증례는스파르가눔의제거를시행하는과정에서집도의가인식하지못한상태에서스파르가눔이절단되었다. 이런경우스파르가눔머리부위 5 mm 만남아있으면다시커질수있다. 수술이완전히끝난후스파르가눔이라고진단되었고제거된스파르가눔의머리부위가검체에서발견되지않아스파르가눔머리부위가외음부조직에남아있는부적절하게치료된상태라고판단되었다. 이런경우환자에게재발을경고하고추적관찰하여야하고또한고충은기생충약제인프라지퀜텔 (praziquantel) 에는반응을하지않기때문에이에대한충분한설명과관찰이필요하다. 스파르가눔이조직내에남아있는경우다른조직으로침입하여간질발작과두통을유발, 하반신마비등과같은척수감염과같은치명적인감염의가능성이있을수있으며현재국내의보고가 27예정도로외국의 35예에비해국내의비율이치명적으로높은것을상기시켜주고관찰하는것이중요하다. 16 뇌출혈과언어장애등뇌기능에이상이생겨서응급내원한환자에서스파르가눔이발생된보고가되어있어완전히제거되지않은환자에게충분히설명해주는것이중요할것으로보인다. 19 본예에서는일차수술후에다시위장관내시경과수술부위근처의외음부경피를통한초음파검사를시행하면서스파르가눔의절단된머리부위를이차수술로완전히제거함으로써추후남은부위에서재발생하는것을방지하였다. 스파르가눔의치료는외과적절제술이가장확실한방법이므로제거를확실히시행하는것이중요하고절제술이완벽히되지않은경우에는프라지콴텔이나메벤다졸 (mebendazole) 의경구투여및환부에프로카인과 40% 에틸알코올을주입하고충체의사멸과흡수를기다리는방법이있다. 8 재발감염은약물치료에반응이없으며, 대부분의경우재발하므로주의하여야한다. 20 본증례를통해서감염경로가생식이나감염된물을통한일반경로가아닌유기농채소로인한감염경로로추정되는스파르가눔증을보고하고향후진단및치료에도움을주고자하였다

6 김태희외 6 인. 바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증 참고문헌 1. Cook GC, Zumla I. Manson's tropical diseases. 22nd ed. London: Saunders; Yang JW, Lee JH, Kang MS. case of oular sparganosis in Korea. Korean J Ophthalmol 2007; 21: Phunmanee, oonsawat W, Indharapoka, Tuntisirin C, Kularbkeaw J. Pulmonary sparganosis: a case report with five years follow up. J Med ssoc Thai 2001; 84: Shin H, Lee YW, Lee YK, Koh ES. case of sparganosis in the soft tissue mass. J Soonchunhyang Med Coll 2009; 14: Park CK, Ha YS, Huh CW, Song JU. case of sparganosis in the intradural space of the thoracolumbar spine. J Korean Neurosurg Soc 1983; 12: Yun SJ, Park MS, Jeon HK, Kim YJ, Kim WJ, Lee SC. case of vesical and scrotal sparganosis presenting as a scrotal mass. Korean J Parasitol 2010; 48: Im WS, Han KH, Lim KJ, Lee IS, Park SW. case of sparganosis in female genitalia. Korean J Obstet Gynecol 1983; 26: hn SK, Lee J, Lee SH, Kim SC. Clinical and histopathologic study of sparganosis. Korean J Dermatol 1992; 30: Lee ES, Hur M, Park HM, Kim SH, Lee JW. case of sparganosis infestated in the labium major. Korean J Obstet Gynecol 1995; 38: Margulis R, urhenne HJ, Freeny PC, Stevenson GW, editors. Margulis and urhenne's alimentary tract radiology. 5th ed. St. Louis: Mosby; Guk SM, Seo M, Park YK, Oh MD, Choe KW, Kim JL, et al. Parasitic infections in HIV infected patients who visited Seoul National University Hospital during the period Korean J Parasitol 2005; 43: Lee SH, Chai JY, Hong ST. Synopsis of medical parasitology. Seoul: Korea Medical ook Publishing Co., 1996: McKerrow JH, rindley P, rown M, Gam, Staunton C, Neva F. Strongyloides stercoralis: identification of a protease that facilitates penetration of skin by the infective larvae. Exp Parasitol 1990; 70: Han SJ, Jung JI, Song KE. case of sparganosis infesting in the labia majora. Korean J Obstet Gynecol 1991; 34: eaver DC, Jung RC, Cupp EW. Clinical parasitology. 9th ed. Philadelphia: Lea & Febriger; Song HO, hn MH, Choi HK, Ryu JS, Min DY, Ree HI. nalysis of 205 cases of parasite infection confirmed in clinical specimens. Korean J Clin Microbiol 2004; 7: Choi WH, Chu JP, Jiang M, Lee YS, Kim S, Kim DG, et al. nalysis of parasitic diseases diagnosed by tissue biopsy specimens at KyungHee Medical Center ( ) in Seoul, Korea. Korean J Parasitol 2010; 48: Wang KC, Huh S, Hong ST, Chai JY, Choi KS, Lee SH. The fate of spargana inoculated into the cat brain and sequential changes of anti sparganum IgG antibody levels in the cerebrospinal fluid. Korean J Parasitol 1990; 28: Kim J, Park JH, Ryu YH, Lee KY. Tc 99m ECD SPECT and FDG PET in partial status epilepticus resulting from cerebral sparganosis. Clin Nucl Med 2006; 31: Chai JY, Yu JR, Lee SH, Kim SI, Cho SY. Ineffectiveness of praziquantel treatment for human sparganosis (a case report). Seoul J Med 1988; 29: = 국문초록 = 스파르가눔증은스피로메트라종에속한광절열두조충 (Diphyllobothrium mansoni) 의충미충의유충에의해서감염되는기생충으로 1882년만손에의해서알려졌다. 감염경로로는흔히오염된물, 개구리, 뱀의생식을통해서감염되거나이런숙주들을피부에도포하여직접접촉한경우에발생한다. 인간의감염경로는우연히생활사에노출되는것이고, 고양이나개, 포유류들은종숙주로서의역할을한다. 일반적으로남성에게주로발생하고, 여성에서발생된예는드물며주된발생부위는통증을동반한움직이는점막하조직의낭종이다. 본저자들은바르톨린샘농양으로오인된외음부스파르가눔증을보고하고자한다. 중심단어 : 스파르가눔증, 바르톨린샘농양

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386-390.hwp 386 HANYANG MEDICAL REVIEWS Vol. 29 No. 4, 2009 우리나라 미숙아의 통계와 의료비용 Statistics and Medical Cost of Preterm in Korea 윤혜선 을지대학교 노원을지병원 소아청소년과학교실 Hye Sun Yoon, M.D., Ph.D., Department of Pediatrics, Nowon