= 증례보고 == 증례보고 = 쯔쯔가무시감염에서발생한양안성시신경염 1 예 대한안과학회지 2012 년제 53 권제 6 호 J Korean Ophthalmol Soc 2012;53(6):901-905 pissn: 0378-6471 eissn: 2092-9374 http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2012.53.6.901 이정재 박재영 서원문 동강병원안과 목적 : 쯔쯔가무시감염후에발생한양안성시신경염환아 1 예를보고하고자한다. 증례요약 : 8 세남자환자가쯔쯔가무시감염으로치료중양안의급격한시력저하를주소로내원하였다. 전신검사상특징적인피부가피 (eschar) 소견을보였으며, 안과검사상우안의최대교정시력은 0.08 좌안은광각무였으며, 양안의색각이상, 동공반사이상, 시신경유두부종소견을보여양안의시신경염진단하에고용량의스테로이드치료를시행하였다. 시력저하발생 12 개월경과후좌안의구심성동공운동장애소견은지속되었고최대교정시력은우안 1.0 좌안 0.06 으로향상되었다. 결론 : 쯔쯔가무시감염후에발생한소아의양안성시신경염을경험하였고, 스테로이드치료에부분적인반응을보여보고하는바이다. < 대한안과학회지 2012;53(6):901-905> 가을철에주로발생하는쯔쯔가무시감염은급성열성질환으로 Orientia tsutsugamushi에감염된좀진드기유충에물렸을때발생한다. 물린피부에가피 (eschar) 를만들고고열, 비소양성의홍반성반점, 구진성발진, 전신림프절종대을일으킨다. 1 고열이지속될때치료를하지않으면뇌막염또는다양한뇌신경손상이동반된뇌염이발생하거나심근염, 부정맥, 간질성폐렴이드물게합병되는것으로알려졌다. 2 안과적으로보고된합병증으로는결막충혈, 망막정맥폐쇄, 포도막염, 외향신경마비등이있다. 3-6 현재까지쯔쯔가무시감염후뇌염의증상과징후의동반없이시신경염이발생한국내보고는없었다. 이에저자들은쯔쯔가무시감염과관련되어뇌염의동반없이발생한양안성시신경염 1예를보고하는바이다. 증례보고 검사에서 R. tsutsugamushi b 양성소견을확인하고 roxithromycin (Rulid 50 mg 2T bid) 으로치료후고열이호전되어퇴원하였다. 하지만퇴원직후부터양안의시력저하가발생하였고점점악화되는양상을보여증상발현후 2 일만에안과를방문하였다. 안과방문시에도우측쇄골부위에가피를확인할수있었다 (Fig. 1). 우안의교정시력은 0.08 좌안은광각무상태였다. 색각검사는저시력으로인해측정할수없었으며양안에서구심성동공운동장애를보였고특히좌안에심한구심성동공운동장애소견이보였다. 시유발전위도검사는협조가되지않아시행하지못하였다. 안저검사에서양안모두시신경유두의충혈과부종이보였으며정맥의확장및구불거림이관찰되었다 (Fig. 2). 시신경유두부종의원인을감별진단하기위해레베르유전시신경병증 (Leber s Hereditary Optic Neuropathy, LHON) 8세된남아가 13일전부터감기증상으로개인의원에서치료중고열과함께가슴부위에가피 (eschar) 가발견되어본원소아과로전원되었다. 소아과에서시행한면역형광법 접수일 : 2011년 11월 28일 게재허가일 : 2012년 4월 7일 심사통과일 : 2012 년 1 월 4 일 책임저자 : 서원문울산광역시중구태화로 239 동강병원안과 Tel: 052-241-1331, Fax: 052-241-1146 E-mail: mdseowm@msn.com * 이논문의요지는 2011 년대한안과학회제 105 회학술대회에서포스터로발표되었음. Figure 1. Photograph shows eschar on his clavicle area. 901
- 대한안과학회지 2012년 제 53 권 제 6 호 - Figure 2. t presention, fundus photograph showed optic disc swelling and hyperemia with vascular engorgement. Figure 3. M agnetic resonance images. () xial fat suppressed T2 weighted image shows thickening of bilateral intraorbital optic nerve and slightly hyperintense adjacent fat (arrow). () xial contrast-enhanced T1 weighted image shows mild enhancement of the bilateral intraorbital optic nerve and adjacent lesion (arrow head). 유전자 검사, 시신경척수염(neuromyelitis optica, NMO) 꺼워져 보이지만 신호 강도의 변화는 보이지 않았다. 그렇 항체 검사, 뇌척수액 검사 및 뇌 자기공명영상검사를 시행 지만 시신경주위 지방신호강도가 증가되어 보이고, 조영증 하였다. 레베르유전시신경병증 유전자 검사와 시신경척수 강 T1강조영상에서 시신경과 시신경 주위에 미만성 조영 염 항체 검사는 음성이었다. 뇌척수액 검사에서 백혈구 및 증강을 보였다(Fig. 3). 적혈구는 검출되지 않았고 단백 22.6 mg/dl, 당 53 mg/dl로 쯔쯔가무시 감염과 연관된 양안성 시신경염으로 진단하 정상 소견을 보였다. 뇌 자기공명영상검사에서 뇌실질과 뇌 고 보호자 동의 후 정맥내 스테로이주사를 Optic Neuritis 실의 크기에는 이상 소견이 보이지 않고, 양쪽 시신경이 두 Treatment Trial (ONTT)와 같은 방법으로 시행하였다. 902
- 이정재 외 : 쯔쯔가무시 감염에 관련한 시신경염 1예 - Figure 4. One month after treatment, optic disc swelling subsided, but optic pallor remained. 치료 시작 후 1달 뒤 우안 교정시력은 0.7 좌안 교정시력 가무시에 대한 간접 면역형광항체 검사법이 특이적이어서 은 0.02로 회복되었다. 한천석식 색각검사에서 우안이 12 역가가 1:400 이상이면 96%의 특이도를 보이며 이는 발병 개의 시표 중 2개를 읽었고 좌안은 저시력으로 측정이 불가 1주말에 나타나서 평균 49주까지도 지속된다. 능하였다. 안저검사에서 양안 모두 시신경유두부종이 사라 의 경우 항체 역가는 1:5,120 (정상치: 항체음성)으로 강양 졌으나 약간의 창백소견이 보였다(Fig. 4). 성을 보였다. 9,10 본 증례 3개월 뒤 우안 교정시력은 0.9 좌안 교정시력은 0.08로 감염에 의한 병리학적 소견은 혈관내피세포의 손상과 림 호전되었으며 우안의 색각검사상 12개 시표 모두를 읽었으 프구(lymphocyte)의 혈관 침윤으로 인한 혈관염으로 나타 며 좌안은 12개 시표 중 1개를 읽었다. 11 난다고 알려졌다. 보고에 의하면 쯔쯔가무시 DN를 뇌척 12개월 뒤 우안 교정시력은 1.0 좌안 교정시력은 0.06이 수액에서 검출하여 쯔쯔가무시 균이 직접적으로 중추신경 었으며 색각검사는 변함이 없었다. 안저검사에서는 양안 모 계를 침범할 수 있다고 하였다.11 본 증례의 경우 뇌척수액 두 시신경유두 창백소견이 조금 더 심해진 양상이었다. 검사에서는 특이소견을 찾을 수가 없었다. 그러나 뇌 자기 공명검사에서 시신경주위에 미만성 조영 증강을 보이는 것 고 으로 보아 시신경초에 염증반응이 일어난 것을 의심할 수 찰 있겠다. 국내에서 발생하는 쯔쯔가무시 감염은 주로 늦가을에서 어린이에서의 시신경염은 유두염인 경우가 더 많고, 양 초겨울까지 호발하여 이 시기의 열성 질환 중 비교적 흔하 안성이 많으며, 2주 이내의 바이러스 감염이 선행하는 경우 7 게 발견되는 질환 중 하나이다. 쯔쯔가무시 감염의 임상적 가 흔하고, 다발성 경화증과의 연관이 더 적다고 알려졌다. 진단에 가장 중요한 소견은 가피이며 만약 가피가 관찰되 또한 여자의 비율이 어른에서보다 낮고, 스테로이드에 잘 면 혈청학적인 진단이 되지 않은 경우에도 임상적으로 진 반응하거나 스테로이드 의존적이다.12-18 즉 선행하는 바이 8 단이 가능한 쯔쯔가무시 감염 특유의 피부소견이다. 일반 러스성 열성 질환 후 양안의 유두염으로 나타나는 경우가 적으로 쯔쯔가무시에서 보이는 가피는 매개충인 진드기의 전형적이라고 할 수 있다. 본 증례에서도 2주 정도 선행하 유충이 사람의 피부를 문 자리에 나타나는 현상으로 흔한 위 는 열성 질환 후 양안에 유두염 형태로 발병하였다. 치는 액와부이지만 서혜부, 복부, 사지, 배부, 둔부 등 신체 뇌 자기공명영상검사 상에서 시신경유두 부종을 야기할 어느 부위에서도 관찰이 가능하다. 최근 우리나라의 보고에 만한 종양이나 뇌막염 소견은 보이지 않았고, 지방 억제 T2 3 의하면 하안검에도 가피를 관찰할 수 있었다고 하였다. 쯔쯔가무시 감염에 대한 확진은 혈청학적 진단으로 쯔쯔 강조영상에서 시신경염을 확실히 의심케 할 만한 시신경의 신호 강도의 변화 소견은 보이지 않았지만, 조영증강 T1강 903
- 대한안과학회지 2012 년제 53 권제 6 호 - 조영상에서시신경과주위에미만성조영증강을보여시신경염또는시신경외초염을의심할수있었다 (Fig. 3). 본증례의경우특징적인가피와혈청학적검사, 안저검사, 뇌자기공명검사등을통하여쯔쯔가무시감염과연관된양안성시신경염으로진단하고고용량의스테로이드치료를시행하여부분적인성과를거두었다. 향후치료효과및재발에대한장기추적관찰이필요하다고생각하며, 우리나라에서드물지않게발병하는쯔쯔가무시감염후시력저하시시신경염의합병가능성을고려해보아야하겠다. 참고문헌 1) Fauci S, raunwald E, Isselbacher KJ, et al. Harrison s Principles of Internal Medicine, 14th ed. New York: McGraw Hill, 1998;1045-52. 2) ennett JC, Plum F. Cecil Textbook of Medicine, 20th ed. Philadelphia: W.. Saunders, 1996;1726-30. 3) Kim SY, Roh KH, Jung MS. Two cases of Tsutsugamushi disease with ocular disease and eschars on the lower eyelid. J Korean Ophthalmol Soc 2006;47:1834-9. 4) Nagaki Y, Hayasaka S, Kadoi C, et al. ranch retinal vein occlusion in the right eye and retinal hemorrhage in the left in a patient with classical Tsutsugamushi disease. Jpn J Ophthalmol 2001;45: 108-10. 5) Lee CK, Park JM. case of Tsutsugamushi disease associated with intermediate uveitis and retinal detachment. J Korean Ophthalmol Soc 2010;51:784-9. 6) Lee YH, Yun YJ, Jeong SH. Isolated abducens nerve palsy in a patient with scrub typhus. J POS 2010;14:460-1. 7) Kim YW, Cho MK, Kim HS, et al. Patterns of acute febrile illness (murine typhus, scrub typhus, leptospirosis and hemorrhagic fever with renal syndrome) from 1986 to 1990 in Korea. J Korean Soc Microbiol 1991;26:431-41. 8) Lee KY, Lee C, Yu JW, et al. clinical study of tsutsugamushi disease occurring in Cholabuk-do province. Korean J Med 1989; 37:210-21. 9) rown GW, Shirai, Rogers C, Groves MG. Diagnostic criteria for scrub typhus: probability values for immunofluorescent antibody and Proteus OXK agglutinin titers. m J Trop Med Hyg 1983;32:1101-7. 10) Saunders JP, rown GW, Shirai, Huxsoll DL. The longevity of antibody to Rickettsia tsutsugamushi in patients with confirmed scrub typhus. Trans R Soc Trop Med Hyg 1980;74:253-7. 11) Pai H, Sohn S, Seong Y, et al. Central nervous system involvement in patients with scrub typhus. Clin Infect Dis 1997;24:436-40. 12) Kennedy C, Carroll FD. Optic neuritis in children. rch Ophthalmol 1960;63:747-55. 13) Kriss, Francis D, Cuendet F, et al. Recovery after optic neuritis in childhood. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1988;51:1253-8. 14) Riikonen R, Donner M, Erkkilä H. Optic neuritis in children and its relationship to multiple sclerosis: a clinical study of 21 children. Dev Med Child Neurol 1988;30:349-59. 15) Farris K, Pickard DJ. ilateral postinfectious optic neuritis and intravenous steroid therapy in children. Ophthalmology 1990;97: 339-45. 16) Good WV, Muci-Mendoza R, erg O, et al. Optic neuritis in children with poor recovery of vision. ust N Z J Ophthalmol 1992; 20:319-23. 17) rady KM, rar S, Lee G, et al. Optic neuritis in children: clinical features and visual outcome. J POS 1999;3:98-103. 18) Morales DS, Siatkowski RM, Howard CW, Warman R. Optic neuritis in children. J Pediatr Ophthalmol Strabismus 2000;37:254-9. 904
- 이정재외 : 쯔쯔가무시감염에관련한시신경염 1 예 - =STRCT= Case of ilateral Optic Neuritis in Tsutsugamushi Infection Jung Jae Lee, MD, Jae Yeong Park, MD, Won Moon Seo, MD Department of Ophthalmology, DongKang Medical Center, Ulsan, Korea Purpose: To report a case of bilateral optic neuritis in a child after tsutsugamushi infection. Case summary: n eight-year-old boy diagnosed with tsutsugamushi infection was referred to the ophthalmology clinic at our institution. typical eschar was detected on his right clavicle. The patient complained of severely decreased visual acuity. The initial best corrected visual acuity (CV) in his right eye was 0.08, and in his left eye was negative light perception. Fundus exam showed bilateral optic disc swelling and hyperemia. Optic neuritis was diagnosed after tsutsugamushi infection, and high-dose intravenous steroid therapy was initiated according to the ONTT study protocol. Twelve months after treatment, the right eye CV improved to 1.0, but the left eye CV was only 0.06. Conclusions: The authors of the present study experienced a case of bilateral optic neuritis after tsutsugamushi infection with a relatively positive response to the steroid therapy. J Korean Ophthalmol Soc 2012;53(6):901-905 Key Words: Optic neuritis, Tsutsugamushi infection ddress reprint requests to Won Moon Seo, MD Department of Ophthalmology, DongKang Medical Center #239 Taehwa-ro, Jung-gu, Ulsan 681-711, Korea Tel: 82-52-241-1331, Fax: 82-52-241-1146, E-mail: mdseowm@msn.com 905