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미라 빈
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1 대한내과학회지 : 제 88 권제 2 호 총간관종양으로오인된간질 1 예 인제대학교의과대학부산백병원소화기내과 박수영 최정식 오태선 강혜림 정재현 김영구 김종윤 A Case of Biliary Fascioliasis Mimicking Neoplasia of the Common Hepatic Duct Su-Young Park, Jung-Sik Choi, Tae-Seon Oh, Hye-Rim Kang, Jae-Hyun Jung, Young-Gu Kim, and Jong-Yoon Kim Division of Gastroenterology, Department of Internal Medicine, Inje University Busan Paik Hospital, Inje University College of Medicine, Busan, Korea Fascioliasis is a rare zoonotic disease caused by Fasciola hepatica, the liver fluke. Humans can become accidental hosts of this parasite by ingesting contaminated drinking water or plants containing viable metacercariae. There are two disease stages: the hepatic (acute) and biliary (chronic) stages. The biliary stage of this zoonotic infection is often misdiagnosed because the symptoms are subclinical, with intermittent cholangitis as the only sign. Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP) has been described in the diagnosis of a few cases of fascioliasis. We used this modality to diagnose biliary fascioliasis in a 39-year-old woman with chronic hepatitis B who had intermittent abdominal pain for three years with irregular wall thickening and luminal narrowing of the common hepatic duct (CHD), which resembled neoplasia of the CHD. Following the correct diagnosis, the adult worm was removed using endoluminal forceps via endoscopic sphincterotomy. This case report confirms the diagnostic and therapeutic value of ERCP in patients with biliary fascioliasis that may mimic neoplasia of the CHD. (Korean J Med 2015;88: ) Keywords: Fascioliasis; Common hepatic duct; Endoscopic retrograde cholangiopancreatography 서론간질증 (fascioliasis) 은주로소나양같은초식동물의간담관에기생하는흡충인간질 (fasciola hepatica) 에의한인수공통감염증으로사람은돌발숙주로주로간질의피낭유충 (metacercariae) 에오염된수생식물을조리하지않거나씻지않고섭취하거나감염된초식동물의간을생식할때감염 된다 [1]. 간질은전세계적으로분포하며인체감염의예는양이나가축을방목하는지역인남아메리카, 아프리카, 오스트리아, 지중해국가, 중국등에서대부분보고되었으나한국에서의보고는드물다 [1,2]. 저자들은만성 B형간염인환자가탈북하여중국에서생활후국내로와만성 B형간염을추적관찰하던중간헐적 Received: Revised: Accepted: Correspondence to Jung-Sik Choi, M.D., Ph.D. Division of Gastroenterology, Department of Internal Medicine, Inje University Busan Paik Hospital, Inje University College of Medicine, 75 Bokji-ro, Busanjin-gu, Busan , Korea Tel: , Fax: , cwj1225@naver.com Copyright c 2015 The Korean Association of Internal Medicine This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

- The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 2, 2015 - Figure 1. Abdominal ultrasonogram showing irregular wall thickening and luminal narrowing of the common hepatic duct (arrow).

증 환자 : 이 림, 39세여자주소 : 3년간의간헐적인우상복부동통현병력 : 3년전부터간헐적으로약 5-10분정도의우상복부동통이있었으며외래경과관찰중시행한복부초음파에서불규칙한총간관벽비후소견으로총간관암이의심되어입원예정이었다. 내원당일식후지속적이며쥐어짜는듯한상복부동통으로본원응급실을통해입원하였다.

2 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 2, Figure 1. Abdominal ultrasonogram showing irregular wall thickening and luminal narrowing of the common hepatic duct (arrow). 인우상복부동통으로시행한영상진단에서총간관종양의감별이필요한간질을내시경역행담췌관조영술 (endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ERCP) 로확진하여문헌고찰과함께보고한다. 증 환자 : 이 림, 39세여자주소 : 3년간의간헐적인우상복부동통현병력 : 3년전부터간헐적으로약 5-10분정도의우상복부동통이있었으며외래경과관찰중시행한복부초음파에서불규칙한총간관벽비후소견으로총간관암이의심되어입원예정이었다. 내원당일식후지속적이며쥐어짜는듯한상복부동통으로본원응급실을통해입원하였다. 과거력 : 만성 B형간염으로합병증없이 1년전부터 entecavir를복용중이었다. 사회력 : 함경남도함흥출신으로주위에위생상태가좋지않은작은강이있었고어렸을때부터강에서수생식물과날것을자주먹었으며 26세때탈북해중국흑룡강에서 3년, 청도에서 6년거주후한국으로왔다. 북한에서는제지공장에서 7년동안일했으며탈북후중국에서 7년간은특별한직업이없었고그후 2년간한국회사의식당에서일을한후 4년전에는한국으로와서피부관리사로일하고있었다. 그외특별한여행력은없었다. 례 Figure 2. MRCP showing an irregular filling defect in the common hepatic duct (arrow). MRCP, magnetic resonace cholangiopancreatography. 가족력 : 부친이간디스토마로치료받은적이있었다. 신체검사소견 : 입원당시혈압 100/60 mmhg, 체온 36.5, 맥박수 72회 / 분, 호흡수 20회 / 분이었다. 체중감소는없었으며전신상태는비교적양호하였으나복부진찰소견에서우상복부및심와부압통을호소하였고반발압통은없었다. 간및비장종대는없었으며그외특이소견은없었다. 검사실소견 : 입원당시말초혈액검사에서혈색소 11.7 g/dl, 백혈구수 3,380/mm 3, 혈소판수 191/mm 3 였다. 혈청생화학검사에서는총단백 6.6 g/dl, 알부민 3.9 g/dl, AST 119 U/L, ALT 59 U/L, 총빌리루빈 0.7 mg/dl, 직접빌리루빈 0.2 mg/dl, ALP 209 U/L, GGT 58 U/L, BUN 22 mg/dl, creatinine 0.66 mg/dl 였다. 혈액응고검사에서는 PT/aPTT 12.0/34.5초로정상범위였고, HBsAg 양성, HBsAb 음성, HBeAg 음성, HBeAb 양성, HBV DNA IU/mL, HCV Ab 음성이었으며 α-fetoprotein ng/ml, carbohydrate antigen U/mL 로정상범위였다. 혈중 IgE IU/mL, 호산구수 199/mm 3 로정상범위였고대변검사에서잠혈이나충란은관찰되지않았다. 효소결합면역측정법 (enzyme linked immunosorbent assay, ELISA) 검사에서간질항원에대한특이항체는음성이었다. 영상진단소견 : 복부초음파에서둘러싸는듯한약 3 cm 가량의불규칙한총담관벽비후소견이있었고 (Fig. 1) 자기

- Su-Young Park, et al. A case of biliary fascioliasis - Figure 4. After sphincterotomy, the Fasciola hepatica worm was extracted using a balloon catheter. Figure 3.

ERCP 소견 : 영상진단소견으로침윤성담관암이의심되었기때문에 ERCP를실시하여관내겸자생검 (endoluminal forcep biopsy) 으로조직학적진단을하려고하였다. 유두는정상소견을보였으며총간관의경미한확장및약 10 mm의충만결손이관찰되었다 (Fig. 3).

ERCP 하에충체를완전히제거했고충체제거후증상및검사실소견이호전되었다. 구충제인 triclabendazole은국내에없어한국희귀의약품센터및질병관리본부의조언을얻어인터넷을통해스위스의 Professional s International Pharmacy 에약품을신청하고 3주후약을받아서환자에게투여하였다. 1년이지난현재특별한이상소견없이외래경과관찰중이다.

3 - Su-Young Park, et al. A case of biliary fascioliasis - Figure 4. After sphincterotomy, the Fasciola hepatica worm was extracted using a balloon catheter. Figure 3. Endoscopic retrograde cholangiopancreatography showing mild dilatation of the common hepatic duct and a 10 mm filling defect. ERCP 소견 : 영상진단소견으로침윤성담관암이의심되었기때문에 ERCP를실시하여관내겸자생검 (endoluminal forcep biopsy) 으로조직학적진단을하려고하였다. 유두는정상소견을보였으며총간관의경미한확장및약 10 mm의충만결손이관찰되었다 (Fig. 3). 내시경조임근절개술 (endoscopic sphincterotomy) 후총간관을막고있던간질충체한마리가배출되었고 (Fig. 4) 이를생검용겸자로제거할수있었다. 꺼낸충체의크기는 cm의성충이었다 (Fig. 5). 치료및경과 : 본증례는최종적으로총간관종양으로오인된총간관내간질증으로진단하였다. ERCP 하에충체를완전히제거했고충체제거후증상및검사실소견이호전되었다. 구충제인 triclabendazole은국내에없어한국희귀의약품센터및질병관리본부의조언을얻어인터넷을통해스위스의 Professional s International Pharmacy 에약품을신청하고 3주후약을받아서환자에게투여하였다. 1년이지난현재특별한이상소견없이외래경과관찰중이다. Figure 5. The motile, leaf-shaped, 2.5 cm parasite obtained from the common hepatic duct. 공명담췌관조영술 (magnetic resonance cholangiopancreatography) 에서총간관확장및불규칙한충만결손이있어침윤성담관암이의심되었다 (Fig. 2). 고찰간질증은소나양과같은초식동물의간담관에기생하는흡충인간질에의한동물원성감염증이다. 간질은 trematoda 강 (class), platyhelminthes 문 (phylum) 에속하는크기가큰흡충중하나로성충의크기는약 mm, 폭은약 mm 정

4 - 대한내과학회지 : 제 88 권제 2 호통권제 654 호 도이다. 납작하고갈색의나뭇잎모양으로앞쪽은넓고뒤로갈수록뾰족해진다. 감염된동물의배설물에있는성충에서나온충란들이담수에서 9-15일후흡충섬모유충 (miracidium) 이되고이들은중간숙주인물달팽이 (lymnaeid snail) 로들어가꼬리유충 (cercaria) 이되며이후중간숙주를떠나피낭유충 (metacercaria) 이되어물미나리등의수생식물에존재하다가가축이나사람이섭취시감염된다 [2,3]. 섭취후장관에서탈낭하여장관벽으로통과해복강을지나간을통해담도로가고담도에서 2-3개월후성충이되어수년간기생하며염증등의증상을일으킨다. 양이나가축을방목하는지역인남아메리카, 아프리카, 오스트리아, 지중해국가, 중국등에서인체감염의대부분의증례가보고되고있으며한국에서의보고는드물다 [1,2]. 간질증은크게간기 (hepatic stage) 혹은급성기, 담관기 (biliary stage) 혹은만성기두가지의임상양상으로나눌수있다. 간기에는유충에의한간침범이일어나열, 우상복부동통, 간비대, 호산구증가가발생할수있다. 담관기에는간질성충이담도내에존재하며간헐적인복부산통이있을수있으나약하거나전혀없을수도있으며호산구증가역시나타나지않는다. 간헐적으로담도폐쇄와관련된증상이발생할수있다. 성충이충란을배출하게되면분변에서확인이가능하다 [3,4]. 이번증례의경우담관기에해당하여간헐적인우상복부동통이있으면서그외특이증상은없었고호산구증가는발생하지않았다. 담관기였으나대변에서충란은관찰되지않았다. 간질증에대한진단은유행지역에서의거주혹은여행력및수생식물의생식등의과거력청취가중요하며확진은대변이나담즙에서충란을확인하거나 ELISA에서양성인경우가능하다. 하지만대변충란검사는만성간질증환자에서대변검사를반복하여도발견되지않을수있으며 [4], ELISA 역시간질증진단에빠르고예민하며정량적인방법이라고알려져있으나 [5] 검사시행후일주일이상시간이소요되어심한복통을호소하는응급환자에서유용성이떨어질수있다 [3]. 이러한경우복부초음파와 ERCP가담관기에있는간질진단에유용할수있다. 초음파검사에서담도확장및담관벽비후와함께반향되지않는 (non-echogenic) 유동성 (motile) 종괴가담낭이나담관에서관찰되는경우가있으며 [6] ERCP 에서충만결손이나담도확장등의소견이나타날수있고특히 ERCP 동안기생충을제거할수있어 간질로인한담도폐쇄의좋은치료수단이될수있다 [4,7]. 이번증례에서는환자가탈북하여유행지역인중국에서 9 년간체류한후 4년전우리나라로왔고그이후특별한여행력이없었다. 간질의생활사를볼때감염이있은후임상적으로 6개월간증상이나타나며이후충체는이론적으로약 10년동안종숙주의체내에기생하지만대개 1년간생존하는것으로보고되고있다 [8]. 따라서병력으로감염경로를확인하는것은불가능했다. 환자의주증상은간헐적인우상복부동통이었으며만성간염으로인한추적관찰중검사실소견에이상은없었으나복부초음파에서둘러싸는듯한약 3 cm가량의불규칙한총담관벽비후소견이관찰되어침윤형담관암이의심되었다. 또한담췌관조영술에서총간관확장및불규칙한충만결손과함께총간관벽의편심비후 (eccentric wall thickening) 및내강협착 (luminal narrowing) 소견이보여유두형 (papillary type) 혹은폴립모양 (polypoid) 총간관종양과의감별이필요했다. 내원당시환자의우상복부동통이심한상태로 ELISA 결과를기다릴수없었고총간관종양과의감별을위해 ERCP를시행하여간질감염을확진하고제거한경우로의미가있다고본다. 치료는 1차선택제로 triclabendazole, 2차선택제로 bithionol 등이사용되고있으며 [9], triclabendazole (5-10 mg/kg) 의경우급성및만성간질증모두에효과가있고하루한번복용으로간편하다는장점이있다. Bithionol은격일로 일간복용해야하고오심, 구토, 설사, 가려움증등의부작용이있다는단점이있다 [10]. 그외약물치료에실패했거나담관폐쇄증상이있는경우수술적치료가필요할수있다. 이번증례에서는 triclabendazole 을 1차약제로선택하여투여하려했으나약제가국내에없어한국희귀의약품센터및질병관리본부의조언을얻어인터넷을통해스위스의 Professional s International Pharmacy 에약품을신청했고 3주후약을받아 10 mg/kg 용량으로환자에게투여했다. 요약저자들은간헐적인우상복부동통을보이는 39세탈북여성에서총간관종양의감별이필요하여시행한 ERCP에서총간관내간질증을확진하고기생충을제거한후 triclabendazole로치료한경험을하였기에이를문헌고찰과함께보고한다

5 - 박수영외 6 인. 담도간질 1 예 - 중심단어 : 간질증 ; 총간관종양 ; 내시경역행담췌관조영술 REFERENCES 1. Chen MG, Mott KE. Progress in assessment of morbidity due to fasciola hepatica infection: a review of recent literature. Trop Dis Bull 1990;87:R1-R Sezgın O, Altintaş E, Tombak A, Uçbılek E. Fasciola hepatica-induced acute pancreatitis: report of two cases and review of the literature. Turk J Gastroenterol 2010;21: Ha SW, Chang HH, Kim SW, et al. A case of fascioliasis diagnosed by endoscopic nasobiliary drainage fluid examination. Korean J Med 2007;72: Lim SS, Dong SH, Lee WU, et al. A case of fascioliasis diagnosed by ERCP. Korean J Gastrointest Endosc 1997;17: Aksoy DY, Kerimoglu U, Oto A, et al. Infection with fasciola hepatica. Clin Microbiol Infect 2005;11: Pandolfo I, Zimbaro G, Bartiromo G, et al. Ultrasonographic and cholecystographic findings in a case of fascioliasis of the gallbladder. J Clin Ultrasound 1991;19: Aubert A, Meduri B, Prat F, Nedelec P, Valverde A. Fascioliasis of the common bile duct:endoscopic ultrasonographic diagnosis and endoscopic sphincterotomy. Gastroenterol Clin Biol 2001;25: William CM, Richard SD, Robert BG. Parasitology and vector biology. 2nd ed. San Diego: Academic Press, Arjona R, Riancho JA, Aguado JM, Salesa R, González-Macías J. Fascioliasis in developed countries: a review of classic and aberrant forms of the disease. Medicine (Baltimore) 1995;74: Richter J, Freise S, Mull R, Millán JC. Fascioliasis: sonographic abnormalities of the biliary tract and evolution after treatment with triclabendazole. TropMed Int Health 1999;4:

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untitled 대한내과학회지 : 제 72 권제 6 호 2007 내시경경비담관배액술로진단된간질증 1 예 경북대학교의과대학내과학교실, 기생충학교실 2 하상우 장현하 김신우 이종명 조창민 공현희 2 정동일 2 =Abstract= A case of fascioliasis diagnosed by endoscopic nasobiliary drainage fluid examination