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얘원 강
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1 대한내과학회지 : 제 88 권제 1 호 동정맥루혈관성형술후발생한피부괴사를동반한심한도류증후군 1예 가톨릭대학교의과대학의정부성모병원 1 신장내과, 2 영상의학과 이영복 1 박하늘 1 김신영 1 김지은 1 최수진 1 원유동 2 김영옥 1 A Case of Severe Arterial Steal Syndrome with Skin Necrosis Developing after Percutaneous Angioplasty Yeong Bok Lee 1, Ha Neul Park 1, Shin Young Kim 1, Ji Eun Kim 1, Su Jin Choi 1, Yoo Dong Won 2, and Young Ok Kim 1 Departments of 1 Nephrology and 2 Radiology, Uijeongbu St. Mary s Hospital, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea Arterial steal syndrome is a rare but serious complication that disrupts antegrade flow distal to an arteriovenous fistula (AVF) because of excess blood flow through the AVF. A 65-year-old woman with diabetes mellitus and undergoing hemodialysis was admitted for coldness and pain in the right hand ipsilateral to an AVF. AVF stenosis had developed 6 months after an upper-arm AVF operation. These manifestations developed 2 days after a successful radiological intervention for a stenotic lesion in the AVF, which became worse until the skin on her hand ulcerated. The symptoms became aggravated, particularly during dialysis. Fistulography revealed that the AVF anastomosis site was patent but blood flow toward the forearm had decreased severely. Arterial steal syndrome developing after percutaneous angioplasty for an AVF stenosis was suspected, and the AVF was ligated, which resolved the hand pain and ulceration. (Korean J Med 2015;88:83-88) Keywords: Angioplasty; Hemodialysis 서론동정맥루조성술을시행한후동정맥루원위부의혈류감소로인해약 70-90% 의환자에서수지의혈압이감소하는 것으로알려져있으나, 문합원위부의동맥에서혈류가정맥으로역류하여수부허혈증을유발하는도류증후군 (arterial steal syndrome) 은이보다훨씬적은 % 로보고되고있다 [1,2]. 수부허혈증상인통증이나차가움, 저림증등은수술후시 Received: Revised: Accepted: Correspondence to Young Ok Kim, M.D. Department of Internal Medicine, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Uijeongbu St. Mary s Hospital, 271 Cheonbo-ro, Uijeongbu , Korea Tel: , Fax: , cmckyo@catholic.ac.kr Copyright c 2015 The Korean Association of Internal Medicine This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted noncommercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

- The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 1, 2015 - 간이지나면서여러우회로가발달되어호전되지만, 증상이지속되는경우, 손의궤양이나괴사, 운동신경손상으로인한운동장애까지초래할수있다.

성공적인혈관성형술은동정맥루의혈류를증가시켜상부정맥으로의혈류량을증가시키므로이차적으로동정맥루원위부로의혈류를감소시킬수있다. 그러므로도류증후군의발생이가능할것으로생각되나, 현재까지혈관성형술후에도류증후군이발생한증례는보고되지않았다.

2 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 1, 간이지나면서여러우회로가발달되어호전되지만, 증상이지속되는경우, 손의궤양이나괴사, 운동신경손상으로인한운동장애까지초래할수있다. 도류에의해증상을일으키는위험인자로당뇨, 흡연, 여성, 60세이상, 인조혈관, 상완동맥상방에서동정맥루를만드는경우등이알려져있으며, 이런요인들이다양하게작용하여증상의정도와발현시기가결정된다 [3,4]. 혈관성형술은동정맥루협착증을비수술적으로치료하는방법으로임상에서흔하게이용되고있다. 성공적인혈관성형술은동정맥루의혈류를증가시켜상부정맥으로의혈류량을증가시키므로이차적으로동정맥루원위부로의혈류를감소시킬수있다. 그러므로도류증후군의발생이가능할것으로생각되나, 현재까지혈관성형술후에도류증후군이발생한증례는보고되지않았다. 저자들은당뇨병성신부전으로혈액투석을받고있는 65세여자환자에서동정맥루문합부협착에대한혈관성형술직후발생한도류증후군에대해동정맥루결찰을통해호전된증례를경험하였기에보고하고자한다. 증례혈액투석을받은 65세여자환자가우측손끝이저린증상과통증을주소로내원하였다. 환자는 10년전에제2형당뇨병진단을받았으며, 당뇨병의거대혈관합병증으로말초동맥질환이발생하여우측발가락모두를절단했고, 5년전말기신부전증으로진행되어좌측상완에상완동맥 -노쪽피부정맥동정맥루 (brachio-cephalic arteriovenous fistula) 수술후혈액투석을시작하였다. 이후수차례의동정맥루기능이상이발생하여혈관성형술로병변을치료하면서혈액투석을계속받아왔다. 6개월전에동정맥루기능이더욱악화되어새로이우측상완에상완동맥 -자쪽피부정맥동정맥루 (brachioantecubital arteriovenous fistula) 수술을시행하였다. 내원 2일전기존의좌측동정맥루가폐쇄되었으나, 새동정맥루는떨림이촉지되지않고잡음이약하게청진되어정맥성숙이이루어지지않은것으로생각되었다. 혈관조영술을시행한결과, 동정맥루문합부에심한협착증이발견되었으며 (Fig. 1A), 혈관성형술을시행하여성공적인확장이이루어졌다 (Fig. 1B). 시술후통증, 출혈등의합병증은없어시술당일 A B Figure 1. (A) Pre-angioplasty fistulography shows severe stenoses (arrow) of the arterial anastomosis and juxta-anastomotic cephalic vein in the right upper arm. (B) Post-procedure fistulography shows near full dilatation of the arterial anastomosis and juxta-anastomotic cephalic vein

- Yeong Bok Lee, et al. A case of severe arterial steal syndrome - 확장된동정맥루천자를통해혈액투석을시행하였다. 시술 2병일후에환자는동정맥루가위치한우측손끝이저린증상과통증을호소하기시작하였고, 특히투석시증상을더심하게호소하였다. 이학적검사에서환자의우측수부에청색증이있었고차갑게만져졌다.

맥박수 90회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.0 였고, 요골동맥의맥박이약하게촉지되었으며우측전완과손에다수의궤양성피부병변이관찰되었다 (Fig. 2). 말초혈액검사에서백혈구수 10,080/mm 3 ( 호중구 77.5%, 임파구 11.4%), 혈색소 11.5 g/dl, 헤마토크리트 35.1%, 혈소판 208,000/mm 3 였다.

동정맥루도플러초음파에서상완동맥의혈류량은 3,800 ml/min 으로증가되어있었고, 문합부이후동맥인요골동맥과척골동맥의직경은매우가늘며, 혈류량은각각 27 ml/min, 16 ml/min이었다 (Fig. 3).

3 - Yeong Bok Lee, et al. A case of severe arterial steal syndrome - 확장된동정맥루천자를통해혈액투석을시행하였다. 시술 2병일후에환자는동정맥루가위치한우측손끝이저린증상과통증을호소하기시작하였고, 특히투석시증상을더심하게호소하였다. 이학적검사에서환자의우측수부에청색증이있었고차갑게만져졌다. 부종이나근력약화는관찰되지않았다. 통증은더욱악화되고피부병변은점차심해져피부괴사로진행되었다. 내원시활력징후는혈압 140/80 mmhg, Figure 2. Multiple, variable-sized, erythematous ulcers with central yellowish patches on the right forearm and hand. 맥박수 90회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.0 였고, 요골동맥의맥박이약하게촉지되었으며우측전완과손에다수의궤양성피부병변이관찰되었다 (Fig. 2). 말초혈액검사에서백혈구수 10,080/mm 3 ( 호중구 77.5%, 임파구 11.4%), 혈색소 11.5 g/dl, 헤마토크리트 35.1%, 혈소판 208,000/mm 3 였다. 생화학검사에서혈액요소질소 53.4 mg/dl, 크레아티닌 6.48 mg/dl, 나트륨 136 meq/l, 칼륨 5.1 meq/l, 칼슘 10.3 mg/dl, 인 3.7 mg/dl, C-반응성단백질 0.11 mg/dl ( 정상범위 : < 0.3 mg/dl) 로측정되었다. 흉부엑스선사진에서는특이소견이없었다. 동정맥루도플러초음파에서상완동맥의혈류량은 3,800 ml/min 으로증가되어있었고, 문합부이후동맥인요골동맥과척골동맥의직경은매우가늘며, 혈류량은각각 27 ml/min, 16 ml/min이었다 (Fig. 3). 혈관성형술시에혈전색전증이발생했을가능성을조사하기위해시행한우측상완동맥혈관조영술에서동정맥루문합부에협착은없었고혈류는잘유지되고있었으나, 문합부이후동맥인요골동맥과척골동맥으로의혈류량이심하게감소되어있었고혈관이가늘어져있 A B C Figure 3. Post-angiography duplex sonography. (A) Maximum flow in the right brachial artery was 970 ml/min. (B, C) Maximum flow rates in the right radial artery and ulnar artery were 27 and 16 ml/min

- 대한내과학회지 : 제 88 권제 1 호통권제 653 호 2015 - A B Figure 4. Post-angioplasty fistulography. (A) Follow-up fistulography shows good patency of the arterial anastomosis.

동정맥루협착증에대한성공적인혈관성형술의결과, 동정맥루혈류가증가했고이에의해도류증후군이발생한것으로진단했다. 치료를위해동정맥루를외과적수술로결찰하고좌측상완에새로이동정맥루이식편 (arteriovenous graft, AVG) 수술을받았다. 수술후통증이서서히회복되고피부괴사병변도호전되었다.

4 - 대한내과학회지 : 제 88 권제 1 호통권제 653 호 A B Figure 4. Post-angioplasty fistulography. (A) Follow-up fistulography shows good patency of the arterial anastomosis. (B) Arteriography of the right brachial artery reveals weak blood flow toward the right forearm and hand, but the arteries are well visualized without occlusion. 었다 (Fig. 4). 동정맥루협착증에대한성공적인혈관성형술의결과, 동정맥루혈류가증가했고이에의해도류증후군이발생한것으로진단했다. 치료를위해동정맥루를외과적수술로결찰하고좌측상완에새로이동정맥루이식편 (arteriovenous graft, AVG) 수술을받았다. 수술후통증이서서히회복되고피부괴사병변도호전되었다. 현재환자는동정맥루결찰후 1년째이며우측손은완전히회복된상태로좌측혈관접근로를통해혈액투석을받고있는중이다. 고찰본증례는당뇨병성신부전으로혈액투석을받고있던 65 세여자환자에서동정맥루문합부협착에대한혈관성형술직후발생한도류증후군의예이다. 환자는당뇨병성말기신부전으로동정맥루수술을시행받았고, 동정맥루의정맥성숙이불충분한상태에서혈관조영술을시행했다. 그결과동정맥루문합부에심한협착증이발견되어즉시혈관성형술 을시행해성공적인확장이이루어졌다. 그러나환자는시술 2병일째부터발생한동정맥루원위부위의통증과피부병변을주소로내원했다. 동정맥루협착증에대한혈관성형술에의한동정맥루혈류증가에따른도류증후군으로진단하고동정맥루를외과적수술로결찰하였다. 혈액투석환자에서혈관접근로와관련된합병증이가장흔한입원원인이며, 그중가장흔하게발생하는것이협착및폐쇄로인한동정맥루기능부전이다. 따라서동정맥루의지속적인개통및유지가매우중요하다. 혈관성형술은동정맥루협착증을비수술적으로치료하는방법으로외과적수술에비해서시술이간편하고시술직후바로혈관사용이가능하다는장점이있어임상에서흔하게이용되고있다. 2006년 Lee 등 [5] 이동정맥루기능부전으로혈관성형술을시행한 79명의환자를조사한결과, 78.2% 의 12개월개통률을보였으며시술합병증으로원위부출혈, 혈관파열, 혈관수축, 가성동맥류및혈종을보고하였다. 성공적인혈관성형술은동정맥루의혈류를증가시켜상부정맥으로의혈류량

5 - 이영복외 6 인. 혈관성형술후발생한도류증후군 - 을증가시키므로이차적으로동정맥루원위부로의혈류를감소시킬수있어도류증후군의발생이가능할것으로생각된다. 그러나현재까지혈관성형술후발생한도류증후군은보고되지않았다. 동정맥루를통해혈액투석을받고있는신부전증환자에서도류증후군발생은혈관상태가불량한환자이거나동정맥루위치가상완인경우, 그리고 AVG 환자에서잘발생한다. 혈관상태가불량한위험인자로는당뇨병, 노인, 흡연, 여성, 수술부위동맥의미세석회화 (microcalcification), 말초혈관질환등이알려져있다 [3,4]. 동정맥루위치에따른도류증후군발생빈도는전완의동정맥루는 1-1.8%, 상완의동정맥루는 10-25% 로보고되고있다. 본증례에서는비흡연자, 자가동정맥루였으나위험인자로당뇨병, 여성, 고령 (65세), 상완동정맥루, 수술부위동맥의미세석회화양성과말초혈관질환등앞에서열거한여덟가지위험요소중여섯가지가해당되어도류증후군발생위험이매우높은상태였다. 도류증후군에서허혈증상은보통손의통증, 차가움, 저림, 감각이상등으로나타날수있으며, 투석시더심해지는것이특징이다. 증상이지속되는경우치료하지않으면손의마비, 궤양, 괴사까지진행하여심한경우수부의절단까지필요할수있어신속한진단과치료가필수적이다. 증상은동정맥루형성술후바로나타나는경우도있지만대개수술후 6-10개월후발생하는것으로알려져있고, 이는동정맥루가성숙되면서혈류가증가하고이에따라도류현상이점차적으로증가하는것에기인한다 [6]. 본증례에서환자는수술후 6개월까지증상이없다가혈관성형술직후증상이발생했다. 이는동정맥루문합부협착으로동정맥루성숙이지연되어있었기때문에증상이나타나지않다가문합부협착에대해혈관성형술을시행하여동정맥루의직경이커지고, 혈류량이 3,800 ml/min 으로현저히증가되면서증상이갑작스럽게발생했으며, 또한피부괴사등으로빠르게진행되었던것으로생각된다. 도류증후군의진단은일반적으로임상양상을통해가능하다. 투석시통증, 원위부피부병변등의증상이있고이학적검사에서원위부동맥의맥박이감소하거나소실되면도류를의심하여야한다. 또한손목굴증후군, 당뇨병신경병증, 허혈성단지신경병증 (ischemic monomelic syndrome) 등과감별해야한다. 허혈성단지신경병증은허혈에의해말초신경이선택적으로급격하게손상되는질환이다. 도류증후군이 피부와근육의손상을동반하는반면, 허혈성단지신경병증은조직의손상이없는것으로감별할수있으며, 임상양상만으로이러한신경병증들과감별이어려울경우신경전도검사가도움이될수있다. 임상양상이불분명한경우에는도플러초음파로동정맥루의혈류증가및원위부동맥의혈류감소를확인할수있으며, 혈관조영술을이용하여동정맥루와원위부동맥의협착이나폐색유무를진단할수있다 [7]. 본증례에서는성공적인혈관성형술후곧바로동정맥루원위부에피부병변, 투석시통증등의증상이나타났고, 도플러초음파에서동정맥루혈류량이증가했으며동정맥루말단부동맥혈류량은상대적으로감소해혈관성형술에의한인위적인도류증후군을의심하게되었다. 또한혈관성형술의합병증인혈전색전증에의한말단부위의동맥폐색을감별하기위해시행한혈관조영술에서동맥폐색병변은없고, 동정맥루말단부위인요골동맥과척골동맥의심한혈류감소가확인되어도류증후군으로최종진단하게되었다. 치료방법은크게경피적중재술과수술적방법으로구분할수있다 [8]. 도류증후군은각각의환자마다원인과증상의정도, 해부학적상태, 혈역동학적상태등이다양할수있어이에대한정확한분석과그에따른치료방침을수립해야한다. 유입동맥의협착이나폐색이있는경우에는풍선확장술, 코일삽입술등의경피적중재술로유입동맥의폐색을치료할수있다. 1995년 Valji 등 [9] 은동정맥루수술후허혈증상이발생한 13명의환자에서혈관촬영술을시행하였고, 이중 7명이유입동맥의협착소견을보여혈관성형술을시행한결과, 5명의환자에서허혈증상이호전되었다고보고했다. 수술적방법으로는 banding, 내경축소술, revascularization using distal inflow, 원위부동맥결찰술, distal revascularization-interval ligation (DRIL) 및동정맥루결찰술을고려할수있다. 국내에서는 2008년 Song 등 [10] 이동정맥루수술후도류증후군이발생한 13명의환자에서원위부의혈류를유지시키면서혈액투석을유지할수있는 DRIL 술식을시행했고, 12명 (92%) 에서증상호전이있었다고보고했다. 본증례에서는동정맥루와유입동맥의협착이나폐색소견은없었으나, 원위부동맥으로의혈류가심하게감소되어있었으며피부에괴사성변화가관찰되고있어추가적인조직괴사와영구적인장애로진행할가능성이높았기때문에동정맥루를폐색하게되었다. 이후환자는수지의허혈성괴사와통증이완전히호전되었다

6 - The Korean Journal of Medicine: Vol. 88, No. 1, 혈관성형술후발생하는도류증후군은발생가능성을반드시인지하고있어야하며, 신속한진단과치료가필수적이다. 따라서의료진은당뇨, AVG, 상완의동정맥루등도류증후군발생의위험인자가있는환자에서시술전후로동정맥루원위부의맥박을확인하거나 allen s test 등이학적검사을시행하고, 필요시도플러초음파로동정맥루나원위부동맥의혈류를확인하는비침습적인검사를시행하는것이도류증후군의예방이나신속한진단에도움이될것으로생각된다. 요약본증례는당뇨병성신부전으로혈액투석을받고있는 65 세여자환자에서동정맥루문합부협착에대한혈관성형술직후발생한도류증후군이동정맥루결찰을통해호전된예이다. 환자는 6개월전우측상완에동정맥루수술을받았고, 혈관조영술에서동정맥루문합부에협착증이발견되어혈관성형술을시행했다. 그러나그후발생한동정맥루원위부의허혈성통증과피부궤양을주소로내원하여도류증후군으로진단받고동정맥루를결찰했다. 혈관성형술후발생하는도류증후군은발생빈도가낮으나조기에발견하여치료하지않으면손의궤양이나운동장애에이를수있다. 또한괴사까지진행하여심한경우수부의절단까지필요할수있어발생가능성을반드시인지하고있어야하며, 신속한진단과치료가필수적이다. 중심단어 : 혈관성형술 ; 혈액투석 REFERENCES 1. Zamani P, Kaufman J, Kinlay S. Ischemic steal syndrome following arm arteriovenous fistula for hemodialysis. Vasc Med 2009;14: Tordoir JH, Dammers R, van der Sande FM. Upper extremity ischemia and hemodialysis vascular access. Eur J Vasc Endovasc Surg 2004;27: Suding PN, Wilson SE. Strategies for management of ischemic steal syndrome. Semin Vasc Surg 2007;20: Jang LC. Management of steal syndrome and venous hypertension resulting from dialysis access. J Korean Soc Vasc Surg 2007;23: Lee HC, Hyun SH, Choi JY, et al. Clinical factors affecting long-term patency after percutaneous transluminal angioplasty of insufficient hemodialytic arteriovenous fistula. Korean J Med 2006;70: Asif A, Leon C, Merrill D, et al. Arterial steal syndrome: a modest proposal for an old paradigm. Am J Kidney Dis 2006;48: Malik J, Tuka V, Kasalova Z, et al. Understanding the dialysis access steal syndrome. A review of the etiologies, diagnosis, prevention and treatment strategies. J Vasc Access 2008;9: Gupta N, Yuo TH, Konig G 4th, et al. Treatment strategies of arterial steal after arteriovenous access. J Vasc Surg 2011; 54: Valji K, Hye RJ, Roberts AC, Oglevie SB, Ziegler T, Bookstein JJ. Hand ischemia in patients with hemodialysis access grafts: angiographic diagnosis and treatment. Radiology 1995;196: Song D, Moon C. Surgical treatment, with using distal revascularization interval-ligation, for the ischemia that follows creation of hemodialysis access. J Korean Surg Soc 2008;74:

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Jksvs019(8-15).hwp Grade I Grade II Grade III 12 대한혈관외과학회지 : 제 20 권 제 1 호 2004 Control Group A Group B Fig. 4. Microscopic findings of vein wall in control, group A and group B on the day of 7 after venous occlusion. The