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1 297 pissn : , eissn : Case Report J Korean Orthop Assoc 2013; 48: 공창배 이광열 조상현 송원석 조완형 전대근 이수용 원자력병원정형외과 Rupture of a Brachial Artery Caused by a Humeral Osteochondroma Chang-Bae Kong, M.D., Kwang-Youl Lee, M.D., Sang-Hyun Cho, M.D., Won Seok Song, M.D., Wan-Hyeong Cho, M.D., Dae-Geun Jeon, M.D., and Soo-Yong Lee, M.D. Department of Orthopedic Surgery, Korea Cancer Center Hospital, Seoul, Korea Pseudoaneurysm resulting from vascular impingement by an osteochondroma is extremely rare. The authors report on the case of a 16-yearold male who had a brachial artery pseudoaneurysm and vessel rupture associated with a humeral osteochondroma. This case suggests that pseudoaneurysm should be considered for the differential diagnosis in patients with soft tissue masses and a cuspidal osteochondroma located near the neurovascular bundle and recommends Doppler sonography or angiography. Key words: pseudoaneurysm, osteochondroma, brachial artery, vascular grafting 골연골종은장관골에발생하는흔한양성골종양중하나로대부 분은증상이없이종괴가촉지되어우연히발견되는경우가많 다. 증상은일반적으로경미하지만, 돌출된종양위로의반복적인 자극에의한점액낭염으로통증을호소하는경우가있다. 골연골 종에의한가성동맥류, 천공, 정맥폐색, 혈전증, 구획증후군등의 합병증이보고되고있으나, 대개하지에서발생한다. 1) 저자들은 근위상완골의골연골종에의해발생한상완동맥의가성동맥류 및동맥파열을보이는 16 세남자환자에대한증례를경험하였 기에보고하고자한다. 증례보고 16 세남자가 2 일전악화된좌측액와부의부종과압통을주소로 내원하였다. 두달전부터특별한외상력없이좌측팔을들어올 릴때악화되는통증이시작되었으며이에타병원에서단순방 사선촬영, 전단화단층촬영, 자기공명영상검사를시행하였고, Received November 11, 2012 Revised May 3, 2013 Accepted June 5, 2013 Correspondence to: Won Seok Song, M.D. Department of Orthopedic Surgery, Korea Cancer Center Hospital, 75 Nowon-ro, Nowon-gu, Seoul , Korea TEL: FAX: wssongmd@gmail.com 좌측상완골근위부의골연골종이있으며연부조직종괴는연부조직육종이의심된다는진단을받은상태였다. 그러던중상기증상으로연부조직종양의심하에본원으로조직검사를위해내원하였고, 당시진찰상완관절이하부위에서저림을호소하였으나맥박및근력은정상이었다. 비흡연자였으며, 이전에혈액응고장애또는혈액종양등의병력은없었다. 내원중시행한검사에서도혈소판이상및혈액응고장애는발견되지않았으며, 유전성골종양및혈전증에대한가족력도없었다. 단순방사선검사및전산화단층촬영에서근위상완골내측으로돌출된골연골종이관찰되었고, 이는넓은기저부를가지고뾰족한모양으로액와부를향하는모양이었다 (Fig. 1). 자기공명영상검사에서연부조직종괴는골연골종에인접하여위치하고있었으며, T1, T2에서고신호강도를보였다. 조영증강영상에서는종괴내부에원형의조영증강이잘되는부위와그주변으로조영증강되지않는부위로구분되는양상을보였다 (Fig. 2). 연부조직종양에대한절개생검을위해약 4 cm 가량의종절개를가하자이두근심부근막아래로혈종이관찰되어혈종제거술을시행하였다. 이에종괴는혈종으로인한것임을확인하고절개를연장하여골연골종제거술을시행하려하였다. 이렇게수술부위를넓혔더니, 갑작스럽게심한출혈이발생하여동맥혈관손상이의심되어상완동맥을노출하였고, 약 3 cm 가량의종 The Journal of the Korean Orthopaedic Association Volume 48 Number Copyright 2013 by The Korean Orthopaedic Association This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

(B) Three-dimentional reconstructed computed tomography (CT) image shows

(C) Axial CT image demonstrates that this osteochondroma has a sharp beak

(A) The shoulder T1 and (B) T2- weighted magnetic resonance (MR) axial

(C) Enhance T1-weighted MR axial image shows pseudoaneurysm (arrow)

2 298 공창배 이광열 조상현외 4 인 Figure 1. (A) Plain radiograph shows a left proximal humeral osteochondroma. (B) Three-dimentional reconstructed computed tomography (CT) image shows a medially protruded humeral osteochondroma. (C) Axial CT image demonstrates that this osteochondroma has a sharp beak toward the brachial neurovascular bundle. Figure 2. (A) The shoulder T1 and (B) T2- weighted magnetic resonance (MR) axial images demonstrate soft tissue mass. (C) Enhance T1-weighted MR axial image shows pseudoaneurysm (arrow) arising from the compressed brachial artery which demonstrate a strong enhan cement. (D) T2-weighted MR shows that this soft tissue mass has high signal intensity along the intermuscular septum. 방향열상이있는것을확인하였다. 이에혈관전문의와의협진 을통해일차적혈관봉합을시행하였다. 지혈된후골연골모를 포함한골연골종제거술을시행하였다 (Fig. 3). 이후일차봉합을 시행한상완동맥의직경이많이감소되어있음을확인하였고, 이 에혈류의적절성을판단하기위해수술장에서초음파를시행하 였다. 요골동맥의혈류가심하게감소되어있음을확인한후원

299 Figure 3. (A) Intra-operative picture showing left brachial artery with associated pseudoaneurysm and hematoma.

(A, B) Post-operative plain radiographs show excised osteochondroma in the proximal medial meta-diaphysis of the left humerus.

위부로의혈류가부적절하다고판단하여인조혈관을이용한복원을시행하기로결정하였다. 혈관수복을위한수술공간및시야의확보를위해추가적절개가필요하여액와주름으로부터상완골내과방향으로추가절개를시행하였고, 손상된상완동맥에대하여인조혈관을이용한혈관이식술을시행하였다 (Fig. 3).

수술 2개월후시행한도플러초음파상혈관통로기능부전 (vascular access dysfunction) 을보였으나, 이학적검사상요골동맥의맥박은정상적으로촉지되었으며, 술후추시 6개월까지별다른증상없이정상생활중이다 (Fig. 4).

2) Vasseur 와 Fabre 3) 의보고에의하면혈관합병증은대부분 20대초반의젊은연령에서발생하며, 이는골연골종의연골모가골화되면서생기는날카로운말단에의해주변혈관이손상을받아서발생하며가장주된증상은가성동맥류에의한심한부종이라하였다.

3 299 Figure 3. (A) Intra-operative picture showing left brachial artery with associated pseudoaneurysm and hematoma. (B) The picture shows that additional incision and artificial vessel graft were performed. Figure 4. (A, B) Post-operative plain radiographs show excised osteochondroma in the proximal medial meta-diaphysis of the left humerus. (C) Two months later after the operation, doppler ultrasonography shows vascular access dysfunction at the axillary artery and proximal arm. 위부로의혈류가부적절하다고판단하여인조혈관을이용한복원을시행하기로결정하였다. 혈관수복을위한수술공간및시야의확보를위해추가적절개가필요하여액와주름으로부터상완골내과방향으로추가절개를시행하였고, 손상된상완동맥에대하여인조혈관을이용한혈관이식술을시행하였다 (Fig. 3). 이후수술장에서초음파를이용하여전완및수부의재관류를확인한후수술을종료하였다. 수술 2개월후시행한도플러초음파상혈관통로기능부전 (vascular access dysfunction) 을보였으나, 이학적검사상요골동맥의맥박은정상적으로촉지되었으며, 술후추시 6개월까지별다른증상없이정상생활중이다 (Fig. 4). 고찰 골연골종은증상이없는경우가대부분이지만, 반복적인자극으로인한점액낭염이나통증을동반한부종이발생할수있고주변혈관이나신경을압박하면서증상이발생할수도있다. 1) 골연골종과연관된혈관합병증은매우드물지만가성동맥류, 동맥천공, 말초허혈, 혈전증등다양한형태로발생할수있다. 2) Vasseur 와 Fabre 3) 의보고에의하면혈관합병증은대부분 20대초반의젊은연령에서발생하며, 이는골연골종의연골모가골화되면서생기는날카로운말단에의해주변혈관이손상을받아서발생하며가장주된증상은가성동맥류에의한심한부종이라하였다. 본증례역시 16세의젊은연령에서골화된연골모의자극에의해가성동맥류가발생하였고, 이후이것이파열되면서혈종을형성하였다고생각된다. 외상의병력이나출혈성향없이나타난혈종은종종연부조직종양과의감별을요하는경우가종종있다. 4) Bilotta 등 5) 은이의감별을위해동맥류가전형적으로발생할만한위치인지, 동맥포착 (arterial encasement) 이되어있는지, 그리고동맥류에의한인접골의침식 (erosion) 이있는지여부를살펴볼것을권유하였다. 또한방사선학적으로연부조직육종이나혈종을감별하는데있어자기공명영상검사가가장중요한영상학적검사방법으로알려져있다. 혈종은시간이경과함에따라다른양상으로나타나게되는데생성 1주이내의급성기에는 T1 강조영상에서저-중간신호강도, T2 강조영상에서저신호강도로나타나며 1주이후아급성기에는 T1 강조영상에서고신호강도로바뀌게된다. 이러

4 300 공창배 이광열 조상현외 4 인 한급성기혈종은여러양성혹은악성종양의소견과유사하며종양과혈종이동반할수도있어이들간의구분이어렵다. 6) 다만 Hermann 등 7) 은 T1 강조영상에서의균질한음영으로나타나던것이 T2 강조영상에서비균질하게바뀌는것과병소내에저신호강도의격벽이있는것을악성종양을시사하는소견이라하였으며그밖에종양괴사, 뼈나신경혈관구조물의침범, 변연부의불규칙성등도악성종양일가능성을시사하는소견들이라하였다. 그러나, 이러한소견들은양성과악성병소를구분할수있는신뢰할만한기준은되지못하며본연구에서도 T1, T2 강조영상모두에서고신호강도를보이고종양괴사나변연부의불규칙성등을나타내어쉽게감별할수없었다. Eschelman 등 1) 에의하면혈관합병증은슬와동맥에가장많이발생한다하였는데, 이는골연골종의호발부위라는점과슬와동맥이근위부로는대퇴내전근의건막성열공 (aponeurotic hiatus) 및상슬부동맥에, 원위부로는하슬부동맥과가자미근의기시부등에의해움직임이제한된해부학적특성에기인한다고하였다. 반면본증례와같은상지에서의혈관합병증은매우드물어, 이부위에혈관합병증이발생한환자는국내문헌에서는찾아볼수없었고, 국외논문에만드물게보고되고있었는데, 8,9) 이는상완동맥의움직임을제한할만한해부학적특성이없어서일것이라고저자들은판단하였다. 혈관합병증을진단하기위해서전통적으로혈관조영술이시행되어왔으며, 그외에도초음파, 컴퓨터단층촬영, 자기공명영상등이사용되고있다. 7) 자기공명영상은혈관및골, 연부조직의상태를동시에확인할수있다는장점이있고, 초음파는비교적저렴한비용으로혈류속도를측정할수있어혈전증과혈관압박을진단할수있다. 10) 본증례에서는수술중도플러초음파로인조혈관이식후의관류상태를점검하였으며, 추시에서도혈액순환의개선정도를파악할수있었다. 추시결과 6개월간골종양이나혈관합병증의재발소견은보이지않았으나수술후 2 개월후이식혈관으로의관류가실패한소견을보였다. 그러나측부동맥들의발달로원위부혈액순환에는이상이없었다. 본증례처럼골연골종환자가갑자기나타난부종및저림등의증상을호소할경우혈관합병증의가능성을의심하는자세가중요하다고생각한다. 본증례를경험한이후저자들은뾰족한골연골종이혈관근처에있다고의심되는경우전산화단층촬영검사를시행하여혈관손상여부를확인하고있다. 저자들은혈 관근처에끝이뾰족한골연골종을가진환자가연부조직종괴를보이는경우가성동맥류를감별진단하고이를위해도플러초음파나혈관조영술을시행할것을권고하는바이다. 참고문헌 1. Eschelman DJ, Gardiner GA Jr, Deely DM. Osteochondroma: an unusual cause of vascular disease in young adults. J Vasc Interv Radiol. 1995;6: Scotti C, Marone EM, Brasca LE, et al. Pseudoaneurysm overlying an osteochondroma: a noteworthy complication. J Orthop Traumatol. 2010;11: Vasseur MA, Fabre O. Vascular complications of osteochondromas. J Vasc Surg. 2000;31: Kim YJ, Baek WK, Kim JY, et al. Pseudoaneurysm of the popliteal artery mimicking tumorous condition. J Korean Surg Soc. 2011;80 Suppl 1:S Bilotta W, Walker H, McDonald DJ, Sundaram M. Case report 651: thrombosed, leaking popliteal aneurysm. Skeletal Radiol. 1991;20: Mann HA, Hilton A, Goddard NJ, Smith MA, Holloway B, Lee CA. Synovial sarcoma mimicking haemophilic pseudotumour. Sarcoma. 2006;2006: Hermann G, Abdelwahab IF, Miller TT, Klein MJ, Lewis MM. Tumour and tumour-like conditions of the soft tissue: magnetic resonance imaging features differentiating benign from malignant masses. Br J Radiol. 1992;65: Tobias AM, Chang B. A rare brachial artery pseudoaneurysm 13 years after excision of a humeral osteochondroma. Ann Plast Surg. 2004;52: Gerrand CH. False aneurysm and brachial plexus palsy complicating a proximal humeral exostosis. J Hand Surg Br. 1997;22: Longo JM, Rodríguez-Cabello J, Bilbao JI, Aquerreta JD, Ruza M, Mansilla F. Popliteal vein thrombosis and popliteal artery compression complicating fibular osteochondroma: ultrasound diagnosis. J Clin Ultrasound. 1990;18:507-9.

5 301 pissn : , eissn : Case Report J Korean Orthop Assoc 2013; 48: 공창배 이광열 조상현 송원석 조완형 전대근 이수용 원자력병원정형외과 골연골종이유발하는혈관의압박으로인해발생하는가성동맥류는매우드문질환이다. 저자들은근위상완골의골연골종에의해발생한상완동맥의가성동맥류및동맥파열을보이는증례를경험하였기에보고하고자한다. 이증례를통해혈관근처에말단이뾰족한골연골종을갖고있는환자가연부조직의종괴를보이는경우가성동맥류를감별진단하고이를위해도플러초음파나혈관조영술을시행할것을권고하는바이다. 색인단어 : 가성동맥류, 골연골종, 상완동맥, 혈관이식 접수일 2012 년 11 월 11 일수정일 2013 년 5 월 3 일게재확정일 2013 년 6 월 5 일책임저자송원석서울시노원구노원로 75, 원자력병원정형외과 TEL , FAX , wssongmd@gmail.com 대한정형외과학회지 : 제 48 권제 4 호 2013 Copyright 2013 by The Korean Orthopaedic Association This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

( ) Jkra076.hwp

( ) Jkra076.hwp Vol. 11, No. 4, December, 2004 Objective: Ultrasonography (USG) of joints has a unique position for the diagnosis of joint diseases. Bone surface, cartilage, periarticular soft tissue and their pathologic