Korean J Leg Med 2015;39: 증 례 루드비히앙기나부검증례 나주영 1 함석훈 1 오연호 1 이성수 2 김형석 3 박종태 3 1 국립과학수사연구원광주과학수사연구소

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세윤 은
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1 Korean J Leg Med 2015;39: 증 례 루드비히앙기나부검증례 나주영 1 함석훈 1 오연호 1 이성수 2 김형석 3 박종태 3 1 국립과학수사연구원광주과학수사연구소법의학과 2 전남대학교의과대학 2 이비인후-두경부외과학교실및 3 법의학교실 Received: September 22, 2015 Revised: October 15, 2015 Accepted: November 13, 2015 Correspondence to Joo-Young Na Forensic Medicine Division, National Forensic Service Gwangju Institute, 687, Chungnyeong-ro, Seosam-myeon, Jangseong 57231, Korea Tel: Fax: pdrdream@gmail.com Ludwig s Angina: An Autopsy Case Joo-Young Na 1, Suk-Hoon Ham 1, Yeon-Ho Oh 1, Sung-Su Lee 2, Hyung-Seok Kim 3, Jong-Tae Park 3 1 Forensic Medicine Division, National Forensic Service Gwangju Institute, Jangseong, Korea, Departments of 2 Otolaryngology-Head and Neck Surgery and 3 Forensic Medicine, Chonnam National University Medical School, Gwangju, Korea Ludwig s angina is a progressive gangrenous cellulitis and edema of the soft tissues of the neck and floor of the mouth. Ludwig s angina can be fatal as a result of progressive swelling of the soft tissues of the neck and elevation and posterior displacement of the tongue, resulting in airway obstruction. We report the case of a 77-yearold man who was admitted to the dental hospital with a toothache and headache. He was diagnosed with left submandibular space abscess. Four days post-admission, the submandibular and submental abscess was incised and drained. After the operation, the patient suddenly developed dyspnea and suffered cardiopulmonary arrest and died. An autopsy was performed, and exploration of the neck revealed a submental and submandibular abscess with massive inflammation, edema, and an abscess in multiple layers of the cervical subcutaneous tissue. After autopsy, the cause of death was confirmed as Ludwig s angina with a deep neck abscess. Ludwig s angina is a rapidly progressive cellulitis that often results in death by asphyxia or sepsis and is rarely seen in a forensic autopsy practice. Here in we report a case of Ludwig s angina and present a review of the literature. Key Words: Ludwig s angina; Autopsy; Asphyxia 서론루드비히앙기나는 Wilhelm Frederick von Ludwig에의해 1836년처음보고된질환으로주로성인남성에서치아의감염과관련하여빠르게진행되는치명적인아래턱밑공간 (submandibular space) 연부조직염이다 [1]. 임상적으로는발열, 목부위부종, 연하곤란등이발생할수있고, 초기에진단이되어적절한치료가이루어지지못한경우빠르게진행되어수일만에급격히사망에이를수있으며사망의기전은폐색성질식이나패혈증으로설명되고있다 [2]. 과거에는치사율이 50% 이상으로보고되었는데 [1], 최근에는항생제치료, 영상기법의발달에대한진단율증가, 수술적치료기술의발전등으로인해치사율이감소하였지만, 치사율이여전히약 8% 로보고되고있다 [3]. 일반적으로루드비히앙기나와같이아래턱밑공간및목부위염증으로인해사망하게되는경우를법의부검영역에서경험하는것은흔하지않은바, 저자들은치통으로내원하여입원치료중절개및배농수술을받고사망한루드비히앙기나에대한법의부검증례를영상의학적소견, 부검술기및법의학적검사등과함께보고하고자한다. pissn eissn ccopyright 2015 by the Korean Society for Legal Medicine This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( by-nc/3.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 127

128 Korean Journal of Legal Medicine 2015;39:127-131 증례변사자는 77세남성으로특기할질병력은없었다. 약 1주일전부터시작된아래쪽양쪽어금니부위통증으로치과병원에내원하여치석제거와스켈링치료를받았다. 다음날아래턱붓기를주소로하여다시치과병원에내원하여, 왼쪽아래턱밑농양의심하에입원한후구강악안면외과에서절개및배농시술을시행받았다.

수술소견상아래턱밑공간과턱끝밑부위에서농양이확인되었고, 루드비히앙기나의심소견이확인되었다. 21시15분경수술이종료되었고, 중환자실에서회복중 22시18분경산소포화도 79%, 심장박동 56 회 / 분으로감소하였고, 22시20분경자발호흡이약해지면서의식저하가발생하며혈압이확인되지않았다.

2 128 Korean Journal of Legal Medicine 2015;39: 증례변사자는 77세남성으로특기할질병력은없었다. 약 1주일전부터시작된아래쪽양쪽어금니부위통증으로치과병원에내원하여치석제거와스켈링치료를받았다. 다음날아래턱붓기를주소로하여다시치과병원에내원하여, 왼쪽아래턱밑농양의심하에입원한후구강악안면외과에서절개및배농시술을시행받았다. 입원이후항생제로아목시실린이처방되었고, 소염진통제등이처방되었다. 이후변사자는지속적으로발열과오한을호소하였고, 입원다음날부터는입안에서농양이배출된다고호소하였으며, 입원기간동안목부위불편감과부종및열감이지속되었다. 입원 3일후에는침을삼키기어려웠고, 목부위부종이심화되어입원 4일째목부위컴퓨터단층촬영검사를한후 20시경입부위농양과연부조직염에대한절개및배농재수술을받았다. 수술소견상아래턱밑공간과턱끝밑부위에서농양이확인되었고, 루드비히앙기나의심소견이확인되었다. 21시15분경수술이종료되었고, 중환자실에서회복중 22시18분경산소포화도 79%, 심장박동 56 회 / 분으로감소하였고, 22시20분경자발호흡이약해지면서의식저하가발생하며혈압이확인되지않았다. 즉시기관삽관을시도하였으나실패하였고, 이후 22시33분경기관삽관을다시시행하였으며, 22시35분경심정지가발생하여심폐소생술을시행하였으나, 다음날 02시30분사망선고되었다. 유족은의료과실을주장하였고, 부검은사망 3일후에시행되었다. 변사자는키약 164 cm, 몸무게약 66 kg인남성이었다. 코안에혈액이있었고, 아래턱밑공간과목부위는단단하면서부어있었으며, 목부위앞쪽에수술및반지방패연골절개술이시도되었던절개부위가있었다 (Fig. 1A). 기타신체부위에서는심폐소생술등의료행위에의한손상외에특기할손상은없었다. 내부검사상목부위양쪽피하연부조직및근육등 여러층의목부위연부조직에농양이있었고, 특히아래턱과목뿔뼈사이부위의연부조직에서염증및부종이심하였다 (Fig. 1B). 가슴부위에서혈흉이동반되지않은갈비뼈골절이있었고, 심장은 412 g으로왼심장동맥앞심실사이가지가일부심근안으로주행하였다. 양성신경화가있었고, 기타내부장기에서특기할질병은없었다. 부검후제출된입원당일촬영한컴퓨터단층촬영영상에서는목부위앞쪽연부조직과후두부위및목부위근막에서부종및염증이확인되었다. 입원 4일후촬영한컴퓨터단층촬영영상에서는부종과염증이더욱심화되었으며, 기도가좁아진소견이확인되었고, 목부위앞쪽연부조직에서는공기방울이확인되었다 (Fig. 2). 현미경적검사상목부위연부조직에광범위한화농성염증이있었고, 근육을포함한일부조직들이괴사되었으나, 침샘의조직학적구조는상대적으로보존되었다 (Fig. 3). 부검시채취한심장혈액을이용한 C반응단백질의검사상 mg/dl ( 참고치 mg/dl) 로검출되었고, 의료기록검토상입원 3일째시행한 C반응단백질의수치는 17.8 mg/dl 이었다. 위내용물및혈액의약물과독물검사상리도카인, 크로르페니라민, 트라마돌, 프로포폴이검출되었으나, 리도카인과프로포폴의혈액중함량은치료농도이하였고, 크로르페니라민과트라마돌의혈액중함량은치료농도범위이내였다. 혈중알코올농도는 0.010% 미만이었으며, 유리체액을이용한임상화학검사상포도당이 270 mg/dl로확인되는것외에법의학적으로특기할소견이검출되지않았다. 부검시채취한심장혈액을이용한세균배양검사에서는세균이배양되지않았다. 이상의소견을종합하여본변사자는양쪽어금니부위통증이있었고, 왼쪽아래턱밑농양의심하에입원하여절개및배농등의치료를받았다. 그러나입원이후목부위불편감, 발열, 오한등을호소하였으며, 입원 3일후에는침을삼키기어렵게 A B Fig. 1. (A) The neck shows a firm and edematous or bull neck appearance. (B) Neck dissection reveals areas of pus accumulation between the strap muscles.

with an abscess, and the thick arrow indicates inflamed subcutaneous fascia). 되었고, 입원 4일후다시절개및배농수술을받았으나, 수술후갑자기산소포화도가감소하며사망하였다.

3 루드비히앙기나부검증례 나주영외 129 Fig. 3. Massive inflammation and necrosis, which do not involve the salivary glands, are noted (H&E, 50). Fig. 2. Computed tomogram taken four days post-admission shows markedly aggravated infection and edema of the submandibular space, with air bubbles (the narrow arrow indicates an edematous mylohyoid muscle with an abscess, and the thick arrow indicates inflamed subcutaneous fascia). 되었고, 입원 4일후다시절개및배농수술을받았으나, 수술후갑자기산소포화도가감소하며사망하였다. 한편심폐소생술당시기관삽관을시도하였으나실패하였다고하는바, 기도가막히는등의상태였을것으로의심할수있었고, 부검소견상아래턱부위및목부위에서농양등고도의부종및염증의소견이확인되었으며, 부검시채취한혈액을이용한검사에서도 C반응단백질이상승하였는바, 사인은루드비히앙기나등아래턱밑공간과목부위농양등고도의염증으로판단하였고, 본변사자는비구폐색의기전에의해사망하였을것으로판단하였다. 고 루드비히앙기나는 1836년에처음보고된질환으로입안위생이좋지않은사람에게서주로발생하는것으로보고되었다. 전형적으로는 20세에서 60세남성에서치아감염과연관되어발생하고, 급속하게진행되는아래턱밑공간과목부위의연부조직염이다 [2]. 치아감염은약 70% 에서동반되는것으로보고되었고, 아래턱둘째큰어금니가주로관여하는것으로알려져있으나, 셋째큰어금니역시흔히관여된다 [4]. 본변사자의경우전반적으로입안위생상태가불량하였고, 주로아래턱둘째및셋째큰어금니에서우식증이확인되었다. 루드비히앙기나의경우과거에는치사율이 50% 이상으로보고되었으나, 최근에는 8% 정도로감소한것으로보고된다 [3]. 증상으로는발열, 목부위부종및불편감, 통증등이있고, 침을삼키기어 찰 려워지거나그렁거림이발생하는경우기도가막히는것을의심해야하는데 [5], 본변사자의경우입원 3일후에는침을삼키기어렵다고호소하기도하였다. 루드비히앙기나의진단은임상적인기준으로이루어지는데, 컴퓨터단층촬영과같은영상의학적검사가염증의정도와위치를확인하는데도움을줄수있다. 본변사자의경우입원치료중시행된컴퓨터단층촬영검사에서심부목부위농양이확인되는등괴사상근막염등의소견이확인되었으나, 부검당시사후컴퓨터단층촬영을시행하지는못하였다. 그러나이전보고에의하면루드비히앙기나로진단된변사자의사후컴퓨터단층촬영검사상턱목뿔근 (mylohyoid muscle) 의부종및두꺼워진목부위근막, 주위림프절병증소견등이확인되는것으로보고되었으며, 이러한사후컴퓨터단층촬영과부검을통해루드비히앙기나가사후진단되었다 [6]. 1939년에 Grodinsky는루드비히앙기나의진단을위한기준을보고하였는데, 아래턱밑공간에서농양의형성보다양쪽으로침범하는연부조직염, 괴사와같이침범하는염증, 침샘과같은샘조직이아닌주로근막, 근육등과같은결합조직으로의침범, 림프나혈액을통한전파가아닌염증의연속적인전파이다 [7]. 본변사자역시염증이목부위양쪽으로침범되었고, 괴사를동반한고도의염증이아랫턱밑샘을제외하고주로근육등결합조직에서확인되었으며, 의료기록상치아감염에서연속적으로침범된아래턱밑공간및목부위염증이확인되었다. 비록부검소견상목부위여러연부조직층에서농양의형성이확인되었으나, 이는염증이진행되면서발생한것으로생각하였다. 루드비히앙기나와같이아래턱밑공간이나목부위에서고도의염증및부종이진행된환자는질병이급격히진행하여사망할수있는데, 사망의기전으로는질식과패혈증으로설명된다 [5]. 질식의경우아래턱밑공간에염증및부종이발생하여

4 130 Korean Journal of Legal Medicine 2015;39: 입안바닥과혀를상승시키고뒤쪽으로이동시켜비구폐색을유발함으로써기도가막혀사망에이르게된다. 이러한현상은구획증후군 (compartment syndrome) 과유사한데, 이러한현상으로인해외부소견으로 황소의목모양 (bull neck appearance) 과같은모습이확인될수있다. 본변사자의경우아래턱밑공간및목부위가단단하고부어있었으며, 부검소견상특히아래턱과목뿔뼈사이부위의연부조직에서염증및부종이심하였다. 부검시시행한혈액배양검사에서세균이배양되지않았고, 수술전후에비교적안정적인활력징후를보이던중수술후산소포화도가감소되며급격히사망하였는바, 패혈증보다는비구패색성질식에의해사망한것으로판단하였다. 루드비히앙기나의병태생리를이해하고, 부검시정확한평가를위해서는목부위의해부구조에대한이해가필요하다. 해부구조상아래턱밑공간은턱목뿔근에의해혀밑부위인턱목뿔근위쪽부위 (supramylohyoid portion of submandibular space, sublingual space) 와턱목뿔근아래쪽부위 (inframylohyoid portion of submandibular space, submaxillary space) 로구분된다. 턱목뿔근은목뿔뼈에서아래턱의둘째, 셋째큰어금니부위까지부착되어있어그뒤쪽으로는혀밑부위와턱목뿔근아래쪽부위가서로연결되어있기때문에둘째, 셋째큰어금니의감염은혀밑부위뿐만아니라아래턱밑공간의턱목뿔근아래쪽부위로연속적으로침범할수있다. 또한목부위는서로연결되는근막에의해구분되는구조로이루어져있기때문에염증이나농양이혈액이나림프보다근막을따라연속적으로퍼지게된다 [7]. 본변사자의경우의료기록검토상아래턱둘째및셋째큰어금니에서우식증이확인되었고, 입원중시행된영상의학적검사상큰어금니부위에서고도의염증과농양이확인되며, 이러한염증이아래턱을따라밑으로진행되는소견이확인되었다. Marcus 등 [7] 은루드비히앙기나와같은아래턱밑공간및목부위염증의증례에서부검의절차에대해다음과같이정리하였다. 우선부검시감염의원인에대해파악하기위해특히아래턱밑공간에대한검사를시행하여야하고, 특별히턱목뿔근에대한검사가필요하다 [6]. 목부위의근육등연부조직은층별로절개하여조사하여야한다. 다음으로방패샘과주위조직을검사하고, 기관, 후두및혀를제거하여성대와목뿔덮개주름 (aryepiglottic fold) 주위를검사한후목뿔뼈와혀를조사한다. 입안에서는잇몸점막과치아주위를검사한다. 특히아래턱큰어금니에대해검사를시행해야한다. 육안으로검사한후필요한경우염증등을확인하기위해조직병리검사를시행해야하고, 침샘에대한검사를시행한다. 부검시아래턱밑공간과목부위를절개할때삼출물이나감염된조직등에서배양검사를시행한다. 루드비히앙기나의감염원인은주로입안정상균무리가포함된혐기성및호기성세균들인데, 흔히배양 되는세균은 Streptococcus viridans, Staphylococcus aureus, B-hemolytic Streptococcus species 등이고, 면역억제자에서는 Candida albicans가배양되기도한다 [7]. 본변사자의경우절개및배농수술당시시행한배양검사상 Enterobacter aerogenes가배양되었으나, 부검시목부위삼출물에서는배양검사를시행하지못하였고, 부검시혈액을이용한배양검사에서는세균이검출되지않았다. 또한본변사자의경우심장혈액을이용한 C반응단백질의검사상 mg/dl로검출되었는바, 변사자는염증의상태에있었을것으로생각할수있었고, Lee 등 [6] 은루디비히앙기나의부검증례에서 C반응단백질이 301 mg/l로검출되었다고보고하였다. 루드비히앙기나의치료는기도가막히는것을감시하고기도를유지시키는것이가장중요하고, 만약기도폐색이의심되는경우에는기관삽관이나기관절개를통해즉시기도를유지시켜야한다. 또한, 초기에그람양성및음성세균과혐기성세균에작용할수있는광범위항생제를사용하여야한다 [2]. 그러나본변사자의경우입원치료중기도유지를위한처치가이루어지지못하였고, 항생제로는아목시실린만투여되었으며, 입원기간중염증및부종이고도로진행되었다. 본변사자는치통으로인해병원에입원하여절개및배농수술과항생제투여를받았으나, 입원 4일째에갑작스런호흡곤란을보이며사망하였는데, 부검과의료기록검토상사망원인으로판단되는아래턱및목부위의심한염증과부종은루드비히앙기나에합당한소견으로생각된다. 본변사자가사망에이르게된기전은아래턱및목부위의염증및부종에의한기도의폐색으로서비구폐색성질식사로생각된다. 루드비히앙기나와같이아래턱밑공간및목부위염증에의한사망은법의부검에서흔히접하기어려운증례로국내에서법의학적고찰이아직이루어지지않았는바, 저자들은질병의병태생리및부검절차, 부검소견및영상의학적소견과법의학적검사등과함께부검증례를보고하고자한다. Conflicts of Interest No potential conflict of interest relevant to this article was reported. References 1. Saifeldeen K, Evans R. Ludwig s angina. Emerg Med J 2004;21: Costain N, Marrie TJ. Ludwig s angina. Am J Med 2011; 124: Bansal A, Miskoff J, Lis RJ. Otolaryngologic critical care. Crit Care Clin 2003;19: Kremer MJ, Blair T. Ludwig angina: forewarned is forearmed. AANA J 2006;74:

5 루드비히앙기나부검증례 나주영외 Candamourty R, Venkatachalam S, Babu MR, et al. Ludwig s angina: an emergency. A case report with literature review. J Nat Sci Biol Med 2012;3: Lee WI, Lee J, Bassed R, et al. Post-mortem CT findings in a case of necrotizing cellulitis of the floor of the mouth (Ludwig angina). Forensic Sci Med Pathol 2014;10: Marcus BJ, Kaplan J, Collins KA. A case of Ludwig angina: a case report and review of the literature. Am J Forensic Med Pathol 2008;29:255-9.

Lumbar spine

Lumbar spine CT 32 111 DOI : 10.3831/KPI.2010.13.2.111 Lumbar Spine CT 32 Received : 10. 05. 23 Revised : 10. 06. 04 Accepted : 10. 06. 11 Key Words: Disc herniation, CT scan, Clinical analysis The Clinical