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= 증례보고 = 눈꺼풀바닥편평세포암 1 예 대한안과학회지 2011 년제 52 권제 12 호 J Korean Ophthalmol Soc 2011;52(12):1519-1523 pissn: 0378-6471 eissn: 2092-9374 http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2011.52.12.1519 염혜리 조원경 백지선 양석우 가톨릭대학교의과대학안과및시과학교실 목적 : 바닥편평세포암은발생률이낮으나재발률과전이율이높은공격적인성향의암종이며, 아직까지국내에서보고된예가없기에눈꺼풀에발생한바닥편평세포암 1 예를보고하고자한다. 증례요약 : 87 세여자환자가왼쪽아래눈꺼풀가쪽의통증성종괴와출혈성삼출물을주소로내원하였다. 환자는 4 년전이미같은위치의종양을주소로타병원에서생검을하여바닥편평세포암으로진단받았으나전신상태가좋지않아수술을받지못하였다. 환자는본원에내원하기수개월전에통증, 출혈성삼출물과함께좌안아래눈꺼풀의종괴가갑자기크기가증가하였다고한다. 종양제거와눈꺼풀복원술을받은후조직검사에서절제된종양주변의침범은없었으며타장기의전이도발견되지않았다. 결론 : 바닥편평세포암은바닥세포암에비해주변조직으로전이가잘되고재발률이높음에도불구하고본증례에서는수년간종양의크기가변화없이유지되었으며, 림프절, 혈관및신경의침투도없었다. 저자는고령의환자에서발생한바닥편평세포암이수술적치료로완전절제되었기에이를보고하는바이다. < 대한안과학회지 2011;52(12):1519-1523> 바닥편평세포암은바닥세포암과편평세포암의조직학적특징이혼재되어있으면서두암종사이에분화하는단계의조직도포함하는복합적인암종이다. 호발부위는두경부 (80%) 이며안면중심부와코주위에주로발생한다. 1 하지만눈꺼풀에생기는바닥편평세포암은매우드문것으로알려져있으며, 국내에서는아직보고된예가없다. 바닥편평세포암은바닥세포암과편평세포암에비해주변부로침투성이강하고타암종에비해전이가잘되며진행속도또한바닥세포암과편평세포암에비해빠르다고알려져있다. 2 저자들은국내에서최초로눈꺼풀에발생한바닥편평세포암 1예를경험하여이를보고하고자한다. 접수일 : 2011년 1월 24일 게재허가일 : 2011년 10월 12일 증례보고 87세의여자환자가왼쪽아래눈꺼풀가쪽의통증과출혈성삼출물을동반한고정되고불규칙한경계의가로 30 mm, 세로 50 mm, 높이 15 mm 크기의비정형적인덩어 심사통과일 : 2011 년 6 월 14 일 책임저자 : 양석우서울시서초구반포대로 222 가톨릭대학교서울성모병원안과 Tel: 02-2258-6200, Fax: 02-599-7405 E-mail: yswoph@hanmail.net * 이논문은가톨릭중앙의료원에서인쇄비의일부를지원받았음. 리로안과를방문하였다. 환자는 4년전같은위치에미약한통증과발적을동반한작은병변이생겨타병원에서진료를받았으며그당시생검을실시하여바닥편평세포암으로확진을받았으나건강이나빠수술을하지못한과거력이있었다. 당시기록을보면처음진찰할때종양은가로 10 mm, 세로 8 mm, 높이 1 mm의크기였으나삼출물과극심한통증은없었고전신마취하에종양제거술및아래눈꺼풀재건술을계획하였으나, 기저심장질환및건강이악화되어환자와보호자동의하에종양제거수술을시행하지못하였다. 그이후로추적관찰이중단되었으며 4년뒤갑자기덩어리가커지고출혈성삼출물이빈번하여본원에내원하였다. 다리골절로온전신쇠약을극복하기위해 3주간지질, 당질과아미노산을포함하고있는고영양제를정맥주사로주입받는동안 3-4년간크기의변화가없었던종양이가로 30 mm, 세로 50 mm, 높이 15 mm로크기가증가되어눈꺼풀겉말림을유발하였으며, 가쪽위눈꺼풀까지불규칙한경계의덩어리가침범된소견이관찰되었다 (Fig. 1). 술전시행한 PET CT에서반응성귀밑샘림프절이관찰되었으나, 타장기로전이된소견은보이지않았다. 전신마취상태에서종양경계로부터 2 mm 정도의안전경계를두고위눈꺼풀가로 7 mm, 세로 4 mm, 높이 1 mm와아래눈꺼풀가로 30 mm, 세로 50 mm, 높이 15 mm 크기의종양을각각절제하였고, 환자의나이와전신상태를고려하여수술시간단축을위해위눈꺼풀과아래눈꺼풀을직접봉합하여눈꺼풀을재건하 www.ophthalmology.org 1519

- 대한안과학회지 2011 년제 52 권제 12 호 - 였다 (Fig. 2). 조직검사결과절제된종양주위로바닥편평세포암의침범은없었으며, 림프절이나혈관및신경침투도동반되지않았다 (Fig. 3). 수술후외래방문시재발소견보이지않았고, 현재수술후약 5개월이지났으며환자는병변에대해미용적으로문제없이잘지내고있다 (Fig. 4). Figure 1. Clinical appearance of the left eyelid lesion at initial presentation shows a 30 (horizontal) 50 (vertical) 15 (height) mm 3 sized huge mass. 고찰 바닥편평세포암은두경부에호발 (80%) 하며특히안면중심부와코주위에서흔히발생한다. 1 눈꺼풀에바닥편평세포암이발생하는경우는전체눈꺼풀암의 5.4% 정도로바닥세포암및편평세포암에비해현저히드물며 2 우리나라에서는눈꺼풀에생긴바닥편평세포암이보고된예는없다. 바닥편평세포암은임상적으로바닥세포암이나편평세포암과구별되는특징은없으며, 최종진단은생검후조직검사를통해가능하다. 2 바닥편평세포암은조직학적으로바닥세포암과편평세포암의특징을동시에가지고있으면서두조직사이에서변화하는단계도포함하고있다. 3 바닥편평세포암을진단하는데있어서생검후면역조직화학법에의거한염색이필요하며바닥세포암은 Ber- EP4, AE1, AE3에양성인데반해, 편평세포암은 AE1, AE3, CAM5.2 에염색되어바닥세포암에서편평세포암의조직으로변화하면서 Ber-EP4의염색도가점차낮아지는특징을보인다. 4-6 바닥편평세포암은발견당시다른장기로의전이가능성이높고암종의진행속도가빠르다고알려져있다. 7 Kazantseva et al 4 은바닥편평세포암이바닥세포암이나편평세포암과비교했을때증식하는세포의비율이높아암종의활동성을증가시켜진행을빠르게한다고보고하였다. Bowman et al 8 은 228명의편평세포암환자와 27명의바닥편평세포암환자를대상으로타장기전이도를연구한결과편평세포암환자의 0.87% 에서폐전이가발견되었지만바닥편평세포암환자의 7.4% 에서폐전이가발견되어폐전이가능성이바닥편평세포암에서높다고발 A B Figure 2. (A) Intraoperative photographs show a widely excised lesion. (B) U pper) 7 (horizontal) 4 (vertical) 1 (height) mm 3 sized upper eyelid mass, Lower) 30 (horizontal) 50 (vertical) 15 (height) mm 3 sized lower eyelid mass. 1520 www.ophthalmology.org

- 염혜리외 : 눈꺼풀바닥편평세포암 1 예 - A B Figure 3. Hematoxylin and eosin staining of the excised lesion. (A) Low magnification view exhibits squamous differentiation in center of some nodules (arrow). (H & E staining, magnification 100). (B) Basosquamous carcinoma has an aggressive-growth infiltrative pattern with tongues of tumor cells embedded in dense stroma containing proplastic fibroblasts (arrow). (H & E staining, magnification 200). Figure 4. After 1 month, a postoperative photograph of the patient shows good healing and no recurrence of the tumor. 표하였다 (p<0.001). 이증례는고령의환자가수년간암종의크기변화가없었다는점과발견당시다른장기로의전이가없었다는점이기존에알려져있는바닥편평세포암의특징과는대비되는점이라하겠다. 하지만수년간크기변화가없다가갑자기암종의크기가증가한점은바닥편평세포암의공격적인성향을반영한것이라볼수있다. 본증례의환자에서암종의크기가급속도로커진이유에대해서는정확하게알수없으나, 가장가능성이높은원인으로는입원기간동안영양의부족으로인한환자의전신적인상태악 화혹은정맥고영양제의장기간의투여를생각해볼수있다. 동물실험을통한여러연구에서고영양제가암종의크기및타장기로의전이율을높이는측면이있음을발표하고있으나 9 사람에있어서연관성이보고되고있는증례는없으며, 오히려고영양제의투입이영양불균형및부족으로장기간악화되어있는환자의전신상태를호전시켜암종을치료하는데도움을준다는논문에대한보고가많다. 10 따라서고영양제와암종의크기의증가에관해서는앞으로체계적인연구를통해연관성을밝혀나가는과정이필요할것으로보인다. 바닥편평세포암의조직학적인특징은편평세포암과바닥세포암의특징을동시에가지고있으면서섬유모세포가풍부하게포함되어있는기질에암종세포가혀모양으로침투하고있는모양을갖고있다. 1 이는암종의침습적인특징을반영하는조직학적인소견이다. 이와같은바닥편평세포암의침습적인특징에도불구하고본증례에서는수술을통해완전한절제시암종절제면의안전경계이상으로침습된소견은보이지않았다. 또한피부이식등의과정없이단순봉합을통해수술절제면의봉합수술을깨끗하게진행하였다. 바닥편평세포암은바닥세포암이나편평세포암에비해치료후재발률도높다. Borel 11 은암종부위의광범위한절제를시행한 35명의바닥편평세포암환자를대상으로 1 년간추적관찰한결과 45.7% 에서수술부위의재발이일어났다고보고하였다. 또한 Martin et al 12 은치료후 5년간추적관찰결과, 28명의환자중 9명에서병변이재발하여 32.1% 의재발률을보고하였다. 따라서바닥편평세포 www.ophthalmology.org 1521

- 대한안과학회지 2011 년제 52 권제 12 호 - 암을수술할때에는종양경계부위를포함한완전절제가필요하며, 추후장기적으로종양의재발과다른장기로의전이여부를검사하여야하겠다. 현재까지바닥편평세포암에대한연구는주로제한된수의환자진료기록을후향적으로데이터정리하는방법을통해진행되어왔으며, 그수가적어알려져있는암종의발생률, 재발률, 타장기전이율은정확하지않다. 1 또한우리나라에서눈꺼풀에생긴바닥편평세포암은보고된예가없었다. 앞으로더많은증례를접하고암종의특징및여러통계수치를보다정확하게정의하고정리하는과정이필요하다고하겠다. 나아가기존에알려져있던바닥편평세포암의침습성, 전이성에대비되는본증례를통해바닥편평세포암의특성에대해예외적인경우도있다는점을염두에두어야하겠다. 참고문헌 1) Garcia C, Poletti E, Crowson AN. Basosquamous carcinoma. J Am Acad Dermatol 2009;60:137-43. 2) Kumar R. Clinicopathologic study of malignant eyelid tumours. Clin Exp Optom 2010;93:224-7. 3) De Faria J. Basal cell carcinoma of the skin with areas of squamous cell carcinoma: a basosquamous cell carcinoma? J Clin Pathol 1985;38:1273-7. 4) Kazantseva IA, Khlebnikova AN, Babaev VR. Immunohistochemical study of primary and recurrent basal cell and metatypical carcinomas of the skin. Am J Dermatopathol 1996;18:35-42. 5) Beer TW, Shepherd P, Theaker JM. Ber EP4 and epithelial membrane antigen aid distinction of basal cell, squamous cell and basosquamous carcinomas of the skin. Histopathology 2000;37: 218-23. 6) Jones MS, Helm KF, Maloney ME. The immunohistochemical characteristics of the basosquamous cell carcinoma. Dermatol Surg 1997;23:181-4. 7) Crowson AN. Basal cell carcinoma: biology, morphology and clinical implications. Mod Pathol 2006;19(Suppl)2:S127-47. 8) Bowman PH, Ratz JL, Knoepp TG, et al. Basosquamous carcinoma. Dermatol Surg 2003;29:830-2. 9) Torosian MH, Daly JM. Nutritional support in the cancer-bearing host. Effects on host and tumor. Cancer 1986;58:1915-29. 10) Nixon DW, Lawson DH, Kutner M, et al. Hyperalimentation of the cancer patient with protein-calorie undernutrition. Cancer Res 1981;41:2038-45. 11) Borel DM. Cutaneous basosquamous carcinoma. Review of the literature and report of 35 cases. Arch Pathol 1973;95:293-7. 12) Martin RC 2nd, Edwards MJ, Cawte TG, et al. Basosquamous carcinoma: analysis of prognostic factors influencing recurrence. Cancer 2000;88:1365-9. 1522 www.ophthalmology.org

- 염혜리외 : 눈꺼풀바닥편평세포암 1 예 - =ABSTRACT= A Case of Basosquamous Carcinoma of the Eyelid Hae-Ri Yum, MD, Won-Kyung Cho, MD, Ji-Sun Paik, MD, Suk-Woo Yang, MD Department of Ophthalmology and Visual Science, Seoul St. Mary s Hospital, The Catholic University of Korea College of Medicine, Seoul, Korea Purpose: To report a rare case of basosquamous carcinoma of the eyelid, an aggressive tumor with a higher tendency for recurrence and metastasis. Case summary: An 87-year-old woman presented with a painful mass and bloody exudates at the left lateral lower eyelid. Four years previous, the patient was diagnosed with basosquamous carcinoma of the left lower eyelid after biopsy at another hospital. At that time, she was unable to receive operation because she had suffered from a serious heart condition. With time, the left lower eyelid mass continued to grow and symptoms and signs of pain and bloody exudates appeared. The patient underwent surgery for complete tumor resection and repair and the biopsy of a specimen showed tumor-free margins and no metastasis to distal sites. Conclusions: Basosquamous carcinoma is a subtype of basal cell carcinoma with aggressive behavior and a higher tendency for recurrence and metastasis. However, our case showed no recurrence with no metastasis to the nearby lymph nodes, vessels, or nerves. We report a case of basosquamous carcinoma of the eyelid at old age that was cured after operative resection. J Korean Ophthalmol Soc 2011;52(12):1519-1523 Key Words: Basosquamous carcinoma, Eyelid Address reprint requests to Suk-Woo Yang, MD Department of Ophthalmology, Seoul St. Mary s Hospital, The Catholic University of Korea #222 Banpo-daero, Seocho-gu, Seoul 137-701, Korea Tel: 82-2-2258-6200, Fax: 82-2-599-7405, E-mail: yswoph@hanmail.net www.ophthalmology.org 1523