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대한소화기학회지 2010;55:203-207 DOI: 10.4166/kjg.2010.55.3.203 남자에서발생한 Fitz-Hugh-Curtis Syndrome 1 예 좋은삼선병원내과 백현철ㆍ배영석ㆍ이광재ㆍ김동현ㆍ배상훈ㆍ김동완ㆍ윤정빈ㆍ송철수 A Case of Fitz-Hugh-Curtis Syndrome in a Male Hyun Choul Baek, M.D., Young Seok Bae, M.D., Kwang Jae Lee, M.D., Dong Hyun Kim, M.D., Sang Hoon Bae, M.D., Dong Wan Kim, M.D., Jung Bin Yoon, M.D., and Chul Soo Song, M.D. Department of Internal Medicine, Good Samsun Hospital, Busan, Korea Fitz-Hugh-Curtis syndrome has been described as focal perihepatitis accompanying pelvic inflammatory disease caused by Neisseria gonorrhea and Chlamydia trachomatis. The highest incidence occurs in young, sexually active females. However, the syndrome has been reported to occur infrequently in males, according to the foreign literature. The predominant symptoms are right upper quadrant pain and tenderness, and pleuritic right sided chest pain. The clinical presentation is similar in men and women. In women, the spread of infection to liver capsule is thought to occur directly from infected fallopian tube via the right paracolic gutter. In men, hematogenous and lymphatic spread is thought to be postulated. Recently, we experienced a case of Fitz-Hugh-Curtis syndrome occurred in a man. As far as we know, it is the first report in Korea, and we report a case with a review of the literature. (Korean J Gastroenterol 2010;55:203-207) Key Words: Fitz-Hugh-Curtis syndrome; Perihepatitis; Man 서론 Fitz-Hugh-Curtis syndrome (FHCS) 은골반내감염과관련하여간실질을포함하지않고간피막의염증을일으키는간주위염이다. 1930년 Curtis 1 는난관염환자에서개복술시간주위에바이올린줄과같은유착을보고하였고, 1934년 Fitz-Hugh 2 는우상복부통증을호소하는환자에서간주위유착부위에서 Neisseria gonorrhea (N. gonorrhea) 를동정한후임질성간주위염이라는새로운증후군을제안하였다. 이후 Müller-Schoop 등 3 은 Chlamydia trachomatis (C. trachomatis) 가 FHCS의새로운원인균이라제안하였으며, 이는최 근보고된문헌에서주된원인균으로알려져있다. 감염경로로는골반내감염의직접적인전파가주된경로이며, 그외에도림프관이나혈관을통한전파도가능하다. FHCS의진단을위해서는급성기환자의간피막삼출물로부터 N. gonorrhea나 C. trachomatis 같은원인균을증명하거나, 바이올린줄모양의특징적인간주위유착을확인하면된다. 그러나급성기에는경구항생제만으로도비교적쉽게치료되는양성질환임을고려하면복강경수술이나개복술같은침습적인방법보다는비침습적인방법을이용한진단이더바람직하리라생각한다. 최근여러연구를통해복부역동전산화단층촬영에서간피막의조영증강소견이진단에매 접수 : 2009 년 7 월 9 일, 승인 : 2009 년 10 월 31 일연락처 : 송철수, 617-718, 부산시사상구주례동 193-5 번지좋은삼선병원내과 Tel: (051) 310-9120, Fax: (051) 323-3308 E-mail: scsdoc2000@yahoo.co.kr Correspondence to: Chul Soo Song, M.D. Department of Internal Medicine, Good Samsun Hospital, 193-5, Jurye-dong, Sasang-gu, Busan 617-718, Korea Tel: +82-51-310-9120, Fax: +82-51-323-3308 E-mail: scsdoc2000@yahoo.co.kr

204 대한소화기학회지 : 제 55 권제 3 호, 2010 우특이적인것으로알려지고있다. 4 FHCS는골반염또는난관염과동반되어발생하므로대부분여성에서발생하며, 남자에서의발생은극히드문것으로알려져있다. 1970년 Kimball 과 Knee 5 가남성에서의첫보고를발표한후몇몇보고가있으나, 6-9 아직국내보고는없는실정이다. 저자들은우상복부통증을주소로내원한남성환자에서, 복부역동전산화단층촬영검사후특징적인조영증강소견이보여 FHCS로진단한경험을하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. 증례 35세남자환자가 3주전부터발생한우상복부통증으로내원하였다. 내원 2개월전부터간헐적인빈뇨, 세뇨, 배뇨시통증이있어개인병원에서요도염진단후치료한병력이있었다. 환자는미혼이었으며, 여자친구와한달에수차례씩성관계를가졌다고하였다. 1년여전충수돌기절제술을시행받았으며, 하루 1.5갑씩 8년간의흡연력이있었고, 매일소주 1병정도의음주력이있었다. 내원시활력징후는혈압 170/100 mmhg, 맥박 80회 / 분, 체온 37.3 o C, 호흡수 20회 / 분이었고, 급성병색소견을보였다. 신체검사에서우상복부에압통이있었으나, 복부팽만은없었고, 장음은정상이었으며, 촉진시부드러웠고, 커져있는장기나종물은촉지되지않았다. 우상복부통증은식사와무관하였으나, 움직이거나숨을깊이들이쉴때악화되었으며, 좌측으로돌아누울때특히심하였다. 말초혈액검사에서백혈구 5,590/mm 3 ( 호중구 61.8%, 림프구 28.8%, 단핵구 8.1%, 호산구 1.1%), 혈색소 14.8 g/dl, 혈 소판 308,000/mm 3 이었고, 혈청생화학검사에서 AST 22 IU/L, ALT 34 IU/L, 총빌리루빈 1.0 mg/dl, ALP 363 IU/L, γ-gtp 100 IU/L, BUN 9 mg/dl, creatinine 1.2 mg/dl이었다. 혈청전해질검사는정상이었고, HBsAg 음성, HBsAb 양성, HCV Ab 음성이었으며, CRP는 2.4 mg/dl로증가되었다. 소변검사에서고배율검경하에서백혈구가 2-3개관찰되었으나세균뇨는보이지않았고, 소변배양검사에서병원균은분리되지않았다. 단순흉부방사선촬영은정상이었다. 급성담낭염, 간농양등의간질환의심하에복부역동전산화단층촬영을시행하였다. 담낭, 간실질, 담도, 췌장을포함한복강내장기의이상소견은보이지않았으나동맥기및지연기에서얇은선상의조영증강소견이간전면의피막에서관찰되었고, 그전방으로복벽과의사이에소량의액체저류가함께관찰되었다 (Fig. 1, 2). 환자의증상과복부역동전산화단층촬영결과로판단할때정확한전파경로는알수없지만간주위염의가능성을생각하여남성성전파성질환에대한소변중합효소연쇄반응검사를시행하였다. 환자는외래에서치료받기를원하였기때문에임질균에대한염증으로우선생각하고, levofloxacin 500 mg 하루 1회및 doxycycline 100 mg 하루 2회투여하기로하고외래를통해치료를계획하였다. 1주일후내원시, 우상복부통증은감소되었고, 흡기시의통증도많이호전되었다. 2주일후내원시, 상부및대장내시경을시행하였으며, 식도염및위염소견외특이소견은관찰되지않았고, 우상복부통증은현저히감소되었으며, 추적요검사에서정상소견을보였다. 3주째, 내원시우상복부통증은거의없었으며, 남성성전파성질환에대한중합효소연쇄반응검사결과, Mycoplasma genitalium (M. genitalium) 양성이었으며, N. gonorrhea 및 C. Fig. 1. Abdominal CT finding. On arterial phase image, linear capsular enhancement (white arrow) was noted at the arterial surface of the medial segment, and above it, between the liver and parietal peritoneum, fluid collection was seen. Fig. 2. Abdominal CT finding. On delayed phase image, linear capsular enhancement (arrow head) was still noted. But, it was less prominent than arterial phase.

백현철외 7 인. 남자에서발생한 Fitz-Hugh-Curtis Syndrome 1 예 205 Fig. 3. Abdominal CT finding. Six weeks after treatment, the enhancement of liver capsule over the right lobe disappeared completely. trachomatis는음성이었다. 이에 levofloxacin 500 mg 하루 1 회 2주간투여후치료를종결하였다. 6주째추적복부역동전산화단층촬영을시행하였으며, 이전에보이던간피막에서의선상의조영증강소견은보이지않았고 (Fig. 3), 환자의증상도완전히회복되어외래에서경과관찰중이다. 고 FHCS는골반염혹은난관염과동반하여발생하는간주위염을말하며, 골반내감염의약 4-14% 에서동반된다. 10 FHCS는급성기와만성기로나누며, 급성기의환자는간의전면과간과인접한복벽에혈관의충혈과삼출액을동반한염증반응이나타나며염증반응의결과로늑막성동통이나타난다. 만성기에는간피막과복벽의전면또는간피막과횡격막사이에바이올린줄모양의유착이발생하며, 글리슨 (Glisson) 피막의자극으로통증이발생한다. FHCS는대부분여성에서발생하며남성에서의발생은극히드문것으로알려져있으나, 1970년 Kimball 과 Knee 5 는남성에서발생한 FHCS를최초로보고하였다. 22세남성이요도염으로치료받던중우상복부통증이발생하였으며, 원인균으로는 N. gonorrhea가동정되었고, 전파경로로는패혈증이나후복막강의림프관이제시되었다. 1972년 Francis 와 Osoba 6 는우상복부통증및무릎, 손목, 발목의다발성관절통을호소하는 25세남자에서발생한증례를보고하였으며, 발열증세를보이고혈액검사에서백혈구증가를보여 N. gonorrhea에의한패혈증이감염경로라고제시하였다. 1982년 Davidson과 Hawkins 8 는양성애자인 35세남성에서의발생을보고하였으며, 원인균으로는 N. gonorrhea가동정되 찰 었고, 발열과함께농포성발진이보여임질성패혈증이원인이라고하였다. 1985년 Winkler 등 9 은후천성면역결핍증후군을앓고있고, 동성애자인 35세남성에대하여보고하였으며, 원인균으로 N. gonorrhea가배양되었다. 내시경검사에서직장염소견이보여과격한항문성교시손상된직장점막을통하여침투한병원균이복강을통해직접전파되어간주위염을일으켰을가능성을제시하여, 남성의경우동성애자에서발생빈도가높을수있음을암시하였다. 이번증례의경우미혼이고다수의성접촉은있었으나동성애의과거력은없었다. 또한내원전개인병원에서요도염으로치료한병력은있으나치료기간이불충분하고불규칙적으로치료하여요도염의증상이지속되는상태였고, 내원시소변검사에서백혈구가검출되었으며소변중합효소연쇄반응검사에서 M. genitalium이검출된것으로보아요도염에의해간주위염이발생되었을것으로추정된다. 감염경로로는골반내감염의직접적인전파가주된경로이며, 그외에도림프관이나혈관을통한전파도가능하다. 이중에서직접적인전파는원인균이나팔관을통해양측대장곁홈을따라상복부로올라가는복막강을통한경로이며, 혈행성및림프관을통한전파는난관결찰을한여성이나남성에서가능한감염경로이다. 11 FHCS는골반염혹은난관염과동반되어나타나므로대부분여성에서발생하며, 남성에서의발생은매우드문것으로알려져있다. 또한국내에보고된논문의경우모두여성에서발생하였다. 12-15 이번증례의경우, 발열, 발진, 백혈구증가등패혈증을시사할만한소견이없어혈행성전파의가능성이없으며, 미혼이고다수의성접촉은있었으나항문성교의과거력은없었고직장점막손상에의한병원균의복강을통한직접전파가능성도없어림프관을통해전파되었을것으로추정된다. FHCS의원인균은 C. trachomatis가최근에주된원인균으로보고되고있다. 16 이번증례에서는소변중합효소연쇄반응검사를통해 M. genitalium이검출되었다. M. genitalium은배양이어렵고, 동정하기위한기간이수주이상걸려균주확인이매우어렵다. 남성과여성에서동시에병원성을가지며, 생식기상피세포에부착하여염증반응을유발한다고알려져있다. 17 이것은또한정자에부착되어여성의생식기에전파될수있다. Taylor-Robinson과 Horner 18 는 M. genitalium이남성의비임질성요도염에서 C. trachomatis와함께, 독립적인병원균임을보고하였다. 확진은복강경또는개복술을통해간피막부위에서 N. gonorrhea나 C. trachomatis 같은원인균을동정하는것이다. 그러나이질환이양성이고, 급성기에는경구항생제만으로비교적쉽게치료가되는점을감안하면, 비침습적인진단이바람직하리라생각한다. 따라서우상복부통증과같은전형적인증상, 검사실소견및복부역동전산화단층촬영을

206 The Korean Journal of Gastroenterology: Vol. 55, No. 3, 2010 이용하여간피막의조영증강소견을찾는것이도움이된다. Nishie 등 19 은, 우상복부통증을호소하는젊은여성에서초음파나내시경검사에서명확한이상소견이없을때, FHCS의감별에복부역동전산화단층촬영이유용하다고하였고, Joo 등 4 도간피막의조영증강소견이보이면 FHCS의진단이가능하다고하였다. 주로동맥기에서이런특징적인소견이보이나, 일부지연기에도상기소견이관찰되는데, Nishie 등 19 은 13명의 FHCS 환자중 8명에서지연기에서도피막의조영증강소견이보인다고하였다. 동맥기의간피막조영증강의기전은염증을일으킨간피막으로의혈류증가에기인하며, 지연기에서의조영증강소견은피막섬유화의초기단계라고설명하였고, 추적복부전산화단층촬영이가능하였던 7명중 5명에서지연기때피막조영증강소견이남아있는것이이를뒷받침한다고하였다. 이번증례의경우, 동맥기보다는희미하나지연기에도간피막조영증강소견이보이는것으로보아급성기를지나만성기로이행하는단계로추정된다. 전산화단층촬영검사에서간피막의조영증강이관찰되는다른질환으로는전신성홍반성낭창, 복막암종증, 천공성담낭염, 천공성간농양, 결핵성복막염등이있으므로 FHCS과감별진단하여야한다. 4 이번증례의경우검사실소견및영상진단에서상기질환들을배제할수있었다. 치료는골반염이있는경우에는경험적인항생제로치료하고, 중합효소연쇄반응검사, 혈청검사등을이용하여원인균을찾아낸후각각의원인균에맞는항생제치료를시행하는것이다. 이번증례의경우내원전개인병원에서요도염에대한치료가불규칙하고불충분하였으며, 또한 tetracycline 및 erythromycin, azithromycin, clarithromycin 과같은 macrolide 계열과 quinolone 계열의항생제에뛰어난반응을보여비뇨생식기감염과연관된 FHCS가환자의우상복부통증이었음을간접적으로뒷받침한다. 이번증례는, 문헌고찰상남성에서발생한 FHCS로는국내최초의보고이다. FHCS는주로젊은여성에서발생하는것으로알려져있으며, 남성에서의발생은매우드문것으로알려져있다. 외국문헌에는남성에서의발생에대한몇몇보고가있으나국내에서는아직없는실정이다. 우상복부통증을호소하는환자에서흉부촬영, 혈액검사등에서이상소견이보이지않았으나, 복부역동전산화단층촬영및중합효소연쇄반응검사등적극적인검사로진단에이를수있었고, 조기에적절한치료로증상을호전시켰던증례이다. 향후원인이확실치않은우상복부통증을호소하는남자에서, 이질환이남성에서도발생할수있다는점을염두에두고, 원인을찾으려는적극적인노력이필요하리라생각한다. 참고문헌 1. Curtis AH. A cause of adhesions in the right upper quadrant. JAMA 1930;94:1221-1222. 2. Fitz-Hugh T. Acute gonococcic peritonitis of the right upper quadrant in women. JAMA 1934;102:2094-2096. 3. Müller-Schoop JW, Wang SP, Munzinger J, Schläpfer HU, Knoblauch M, Ammann RW. Chlamydia trachomatis as possible cause of peritonitis and perihepatitis in young women. Br Med J 1978;1:1022-1024. 4. Joo SH, Kim MJ, Lim JS, Kim JH, Kim KW. CT diagnosis of Fitz-Hugh and Curtis syndrome: value of the arterial phase scan. Korean J Radiol 2007;8:40-47. 5. Kimball MW, Knee S. Gonococcal perihepatitis in a male. The Fitz-Hugh--Curtis syndrome. N Engl J Med 1970;282: 1082-1083. 6. Francis TI, Osoba AO. Gonococcal hepatitis (Fitz-Hugh-Curtis syndrome) in a male patient. Brit J Vener Dis 1972;48:187-188. 7. Fung GL, Silpa M. Fitz-Hugh and Curtis syndrome in a man. JAMA 1981;245:128. 8. Davidson AC, Hawkins DA. Pleuritic pain: Fitz Hugh Curtis syndrome in a man. Br Med J (Clin Res Ed) 1982;284:808. 9. Winkler WP, Kotler DP, Saleh J. Fitz-Hugh and Curtis syndrome in a homosexual man with impaired cell mediated immunity. Gastrointest Endosc 1985;31:28-30. 10. Owens S, Yeko TR, Bloy R, Maroulis GB. Laparoscopic treatment of painful perihepatic adhesions in Fitz-Hugh-Curtis syndrome. Obstet Gynecol 1991;78:542-543. 11. Counselman FL. An unusual presentation of Fitz-Hugh-Curtis syndrome. J Emerg Med 1994;12:167-170. 12. Lee SC, Nah BG, Kim HS, et al. Two cases of Fitz-Hugh- Curtis syndrome in acute phase. Korean J Gastroenterol 2005;45:137-142. 13. Chung HJ, Choi KY, Cho YJ, et al. Ten cases of Fitz-Hugh- Curtis syndrome. Korean J Gastroenterol 2007;50:328-333. 14.Yang HW, Jung SH, Han HY, et al. Clinical feature of Fitz-Hugh-Curtis syndrome: analysis of 25 cases. Korean J Hepatol 2007;14:178-184. 15. Ham YC, Lee KL, Shin DG, et al. Clinical experience of Fitz-Hugh-Curtis syndrome. J Korean Surg Soc 2009;76:36-42. 16. Wang SP, Eschenbach DA, Holmes KK, Wager G, Grayston JT. Chlamydia trachomatis infection in Fitz-Hugh-Curtis syndrome. Am J Obstet Gynecol 1980;138:1034-1038. 17. Ross JD, Jensen JS. Mycoplasma genitalium as a sexually transmitted infection: implications for screening, testing, and

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