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online ML Comm 0CLINICAL ARTICLE0 J Kor Neurotraumatol Soc 2010;6:18-22 ISSN 1738-8708 외상으로발생한원발성뇌간혈종과병인적관점고찰 순천향대학교의과대학부천병원신경외과학교실 김순권 황선철 김범태 Primary Traumatic Brainstem Hematomas: Consideration for the Causal Relation Soon-Kwon Kim, MD, Sun-Chul Hwang, MD and Bum-Tae Kim, MD Department of Neurosurgery, Soonchunhyang University College of Medicine, Buheon Hospital, Bucheon, Korea Objective: Traumatic primary brainstem hematomas are thought to be a rare phenomenon. The study is to report five cases with review of literatures and to discuss how to write the medical certificates. Methods: Five cases were retrospectively reviewed, who had not associated intracranial lesions except the hematoma in the brain stem. All cases were analyzed with external wounds, skull fracture, MRI findings, and outcome. Results: The hematomas occurred in 1 in pons, 2 in midbrain, 1 in thalamus, and 1 in putamen. All of the cases complained of decreased consciousness and denied any neurological symptoms before trauma. Skull fracture was involved only in 2 cases. The finding of MRI revealed signal changes on the corpus callosum compatible with diffuse axonal injury only in 2 cases. Three cases took twice of MRI, which confirmed the hematoma absorbed. The recovery was uneventful and all of them returned to their jobs. Conclusion: Primary brainstem hematomas are not always accompanied with skull fracture or diffuse axonal injury in MRI. Even though it occurs extremely rare, the cause of the hematomas can be described as a trauma in the medical certificates based on the history and the radiological images. (J Kor Neurotraumatol Soc 2010;6:18-22) KEY WORDS: Traumatic hematoma Brain stem Primary. 서 론 두부외상의뇌내손상은미만성축색손상, 대뇌피질손상, 대뇌피질하손상, 뇌간손상으로구분할수있다. 5) 이러한손상중에서 MRI 에서대뇌피질손상과미만성축색손상이주로관찰된다. 하지만, 뇌간에두부손상으로인해일차적으로국한되어출혈이발생하는것은매우드물게보고되었다. 1,5) 하지만, 원발성외상성뇌간출혈의발생가능성에대해서부정적인보고도있었다. 9) 대부분의두부외상후뇌간의손상은주로천막상부의병변과함께동반되거 Received: April 29, 2010 / Revised: May 3, 2010 Accepted: May 20, 2010 Address for correspondence: Sun-Chul Hwang, MD Department of Neurosurgery, Soonchunhyang University College of Medicine, Bucheon Hospital, 1174 Jung-dong, Wonmi-gu, Bucheon 420-767, Korea Tel: +82-32-621-5291, Fax: +82-32-621-5016 E-mail: sunchulh@sch.ac.kr 나천막상부의종괴현상으로인한뇌탈출로인해이차적으로동반하게된다. 2,17) 뇌내혈종이 CT에서발견되는경우에자발성과외상성으로모두발생할수있다. 특히, 뇌간에만국한되어출혈이발생한경우에는진단서를작성하는데고민을하게된다. 8) 본논문은저자들이경험한뇌간부위를포함한뇌내심부에만국한되어발생한뇌내혈종을문헌고찰과함께보고하고자한다. 또한병인적관점에서진단서의작성에대해서도고찰하고자한다. 대상및방법 2005년에서 2008년의 4년간본원에서두부외상으로입원하였던 1,329 명을후향적으로조사하였다. 이중에서천막상부에두개골골절이외의두개강내손상은관찰되지아니하고, 기저핵, 시상과뇌간에만출혈이관찰되었던 18 Copyright c 2010 Journal of Korean Neurotraumatology Society

Soon-Kwon Kim, et al. 5예를대상으로하였다. 두부외상의기전, 내원당시의증상과두개골골절의여부를조사하였고, 6개월째예후를조사하였다. 모든예에서뇌간이외의부위에출혈이나손상의동반된여부를확인하기위해 MRI 를촬영하였다. 그리고 MRI 를촬영하여혈종이자발성출혈과감별하고또한기저질환의동반여부를확인하였다. 결과 다섯예모두남자였고, 연령은 7세에서 42세사이에서발생하였다 (Table 1). 뇌내혈종의위치는교뇌에 1예, 중뇌에 2예, 시상에 1예, 기저핵에 1예였다. 두부외상의기전은교통사고가 4예였고, 나머지는미끄러져넘어져서발생하였다. 모든예에서두피에외상이있었고, 주로측두부에위치하였다. 모든예에서외상이전에는신경학적이상은없었고, 두부외상이외의과거병력은없었다. 두개골은 2예에서만관찰되었다. 모든예에서의식저하가관찰되었고, 편마비는 3예에서발생하였다. 치료중에의식은모두회복되었고, 이전의생활에복귀하였다. 최초 MRI 의촬영시기는복부손상으로중환자실에서치료하였던 1예 ( 증례 1) 는외상 28 일째시행하였고, 나머지예는외상 10일이내에시행하였다. 모든증례의 MRI 소견은뇌간부위의혈종이외에는두개강내출혈은관찰되지않았고, 2예에서뇌량에신호강도의변화를보여미만성축색손상과합당하였다. 최초 MRI 에서혈종은다양한연령으로관찰되지않는급성기혈종이었으며, 기저질환으로의심되는소견은보이지않았다. MRI 를 3개월이후에재촬영한경우는 3예에서시행하였고, 모든예에서혈종의감소가관찰되었고, 동반된질병은확인되지않았다. 증례 4 일곱살의남자로횡단보도를건너다트럭에치이면서 발생한혼미의식으로내원하였다. 내원당시우측측두부와후두부의두피에찰과상이관찰되었고, 우측출혈성이루가관찰되었다. 의식은혼미상태였고우측에근력 4/5 등급의편마비를보였다. 두부CT 에서는좌측피각부위에서약 1 ml의급성혈종이관찰되었다. 두피손상부위인우측후두골에선상골절과접형골로확장되어있는기저골절이관찰되었다. 좌측상완골골절이동반되어있었다. 외상 14일경에시행한두부MRI 에서는 T2강조영상에서같은부위에중심부에고신호강도, 변연부에저신호강도로관찰되어공뇌증 (porencephaly) 이동반된출혈로관찰되었고, fluid attenuated inversion recovery (FLAIR) 영상에서는뇌량의고신호강도를보여미만성축색손상을시사하였다. 다른뇌실질에는이상소견은보이지않았다. 외상 2년째시행한 MRI 에서병변의크기는약간감소하였고, 그외에는특이소견이관찰되지않았다 (Figure 1). 정신운동속도가저하되어학교생활의적응에어려움을호소하였으나운동능력은정상적으로회복되었다. 증례 5 서른네살의남자로고속도로에서승용차운전중에후방에서트럭에의해추돌되면서발생한기면의식으로내원하였다. 회사원으로특이한과거력은없었다. 내원당시좌측측두-두정부의두피에부종과찰과상이관찰되었다. 의식은기면상태로혼돈이심한상태였으며, 우측에근력 4/5 등급의편마비를보였다. 두부CT에서는좌측중뇌의대뇌다리 (cerebral peduncle) 에서시상과속섬유막 (internal capsule) 까지확장되어있는약 2.5 ml의급성출혈이관찰되었고, 좌측두정부에두피부종이관찰되었으나두피손상부위근처에는두개강내혈종은관찰되지않았다. CT혈관조영술에서는혈관이상은보이지않았다. 외상 5일째시행한두부MRI 에서는같은부위에급성혈종소견이었고, FLAIR 영상에서뇌량의고신호강도를보여미만성축색손상의소견이관찰되었다. 그외에는두개강 TABLE 1. Characteristics of 5 cases Cases Sex/Age Trauma Lesion Wound Skull Fx Symptoms MRI DAI in MRI Associated injury GOS 1 M/19 Motorcycle TA Lt thalamus Lt temporal No Stupor, Once - Hemoperitoneum GR 2 M/23 In-car TA Pons Rt temporal Rt temporoparietal Drowsy Twice - None GR 3 M/42 Slipping Midbrain Occipital No Drowsy Once - None GR 4 M/7 Ped TA Lt BG Rt temporooccipital 5 M/34 In-car TA Midbrain Lt temporoparietal Rt temporooccipital No Stupor, Drowsy, Twice + Humerus Fx GR Twice + None GR DAI: diffuse axonal injury, GOS: Glosgow Outcome Scale, Fx: fracture, TA: traffic accident, Lt: left, Rt: right, BG: basal ganglia, PED: pedestrian, GR: good recovery www.neurotrauma.or.kr 19

Primary Traumatic Brainstem Hematomas A B C D E F FIGURE 1. Radiological images of case 4. A: Acute small intracerebral hematoma on the left putamen. B: No abnormal intracanial lesion around the scalp wound on the right temporo-occipital area. C: Linear skull fracture on the right occipital extending into the sphenoid. D: Subacute hematoma on the right putamen in T2WI on the brain MRI at post-traumatic 14 days. E: Suspicious high signal lesion in the corpus callosum in FLAIR image compatible with a diffuse axonal injury. F: The hematoma was decreased in the 2-year MRI after trauma. T2WI: T2 weighted image, FLAIR: fluid attenuated inversion recovery. 내의 이상 신호는 관찰되지 않았다. 본 증례에서 두부외상 뇌좌상, 뇌량손상, 뇌실내출혈, 지주막하출혈 등이 동반되 8개월에 시행한 MRI에서는 혈종의 크기는 감소하였고, 혈 었다고 하였다.7) 색소의 침윤으로 T2강조영상에서 저신호강도로만 관찰되 발생기전은 가속 손상에 의한 전단(shearing)손상4)이 었으며, 조영증강되지 않았다 (Figure 2). 환자는 경도의 나 뇌간이 천막에 직접적인 충격에 의해 발생2,13)할 것으로 우측 손의 약간의 둔한 느낌만을 보였고, 신경학적 이상은 여겨진다. 외상에 의한 뇌간 혈종은 주로 뒤가쪽(dorso- 관찰되지 않았다. lateral)에 위치한다고 하고, 특히 중뇌의 덮개(tectum)에 위치한다고 하였다.5,7) 이는 천막에 의한 직접적인 손상으 고 찰 로 발생하는 것으로 알려져 있다. 또 다른 손상기전인 전단 손상은 뇌축색손상과 동반하여 나타나며 외상으로 인한 외상에 의한 뇌간부 출혈에 대한 국내의 보고는 외상 후 뇌간에 심한 충격 받았음을 의미한다.12) 전단손상으로 인 뇌간에 발생한 출혈과 관련된 신경학적 증상에 대한 증례 한 관통동맥의 손상은 뇌간 손상을 발생시킬 수도 있다.16) 보고 수준 정도였다.3,6,14) 외상으로 인한 뇌간부위의 손상 Gennarelli 등4)은 원숭이를 이용한 실험에서 두부 측면 은 대부분 천막상부의 병변에 따른 이차적으로 동반되는 충격에 의한 손상, 즉 관상면 가속손상(coronal head ac- 것으로 여겨졌다. MRI가 출현하면서 외상에 의한 뇌간부 celeration)에서 혼수를 유발하는 심한 뇌축색손상을 일으 의 병소를 더욱 활발하게 찾을 수 있게 되었다.11,15) 특히, 킨다고 하였다. 저자의 5예에서 뒤로 넘어져 후두부에 손 미만성 뇌축색손상의 동반 없이 발생하는 증상이 심하지 상을 받았던 1예를 제외하고 모두 측두부에 충격을 받았 15) 않은 원발성 뇌간부위의 출혈에 대해서도 보고되었다. 었다. 하지만, 뇌간에만 국한된 원발성의 병변이 발생하는 하지만, 영상검사가 발달하였지만 뇌간부에만 국소적으로 기전을 설명하기에는 위에 기술한 기전만으로는 충분하지 외상으로 인해 발행한 경우는 매우 드물다.1,17) Gentry 등5) 않다. Bhatoe1)는 뇌간은 뇌신경에 의해 고정되어 과신전 은 MRI로 관찰한 경우 외상으로 인한 원발성 뇌간출혈은 혹은 과굴곡으로 신장(stretch)손상으로 인해 뇌간의 움 3.6%에서 관찰된다. 중증의 손상 239명의 CT에서 21명 직임에 따라 발생할 것으로 주장하였다. 이 손상기전은 심 이 뇌간 손상이 관찰되었고, 21명 중 16명은 다른 부위의 한 의식소실이나 뇌축색손상의 동반이 없는 경우의 뇌간 20 J Kor Neurotraumatol Soc 2010;6:18-22

Soon-Kwon Kim, et al. A B C D E F FIGURE 2. Radiological images of case 5. A: Acute hematoma on the cerebral peduncle of the left midbrain. B: No abnormal intracranial lesion around the scalp wound. C: No vascular anomaly around the hematoma in the CT angiography. D: Acute hematoma in T2WI on the brain MRI without any evidence of underlying diseases. E: High signal lesion in the corpus callosum in FLAIR image compatible with a diffuse axonal injury. F: The hematoma was shrunk in the 8-month MRI. T2WI: T2 weighted image, FLAIR: fluid attenuated inversion recovery. 우 진찰과 각종 검사를 통한 형태학적 변화로 진단명을 도 출혈의 발생기전을 설명할 수 있을 것이다. 광범위한 외상성 뇌간출혈의 예후는 매우 불량하여 의료 출해 낼 수 있다. 뇌간의 혈종은 영상검사에서 증명되는 형 기관에 내원하기 이전에 사망할 수 있다. Tsai 등17)은 두부 태학적 개념의 진단이고, 외상성 혹은 자발성 여부는 병인 외상 CT 소견으로 일차성 뇌간출혈은 뇌간부 손상을 동반 적 개념일 것이다. 기저질환이 증명되지 않는 경우, 뇌간에 되지 않은 천막상부의 뇌이탈이 발생한 경우에 비해 2~ 3 만 국한된 혈종이 발견된 때에는 병인을 구별하는 데 매우 1) 배의 높은 사망률과 이환율을 보인다고 하였다. Bhatoe 어려움을 초래할 수 있다. 질병과 외상의 구분은 보험의 보 는 9예의 원발성 뇌간손상에서 대부분 신경학적 결손은 상과 관련하여 중요한 문제이기 때문이다. 뇌실질내출혈 미미하다고 하였다. 이들의 증례는 병원의 도착 당시 신경 의 외상성과 자발성의 감별하기 위해 외상관여계수가 제 학적 손상이 크지 않았으며, 안구운동의 이상을 보였으나 안되었다.8) 연령, 출혈부위, 출혈수, 동반외상, 두개골골절, 대부분 회복되었다. 저자들의 증례들도 외상 당시에는 의 기존질환, 현병력 등의 7가지 변수로 출혈의 병인을 추정 식저하를 보였으나 신경학적 예후는 양호하였다. MRI는 하도록 제시하였다. 출혈부위에서 뇌간과 기저핵부위를 자 외상성 뇌간 병변의 예후를 예측할 수 있다.15,18) 혈종의 위 발역으로 산정하였고, 젊은 연령, 골절, 외상의 병력이 있 치에 따라서 예후는 가쪽(lateral)에 위치한 경우가 양호 는 경우에는 외상이 출혈 원인으로 추정하도록 고안되어 하였고, 등쪽(dorsal)에 위치한 경우는 불량하였다고 하였 있다. 본 연구의 증례와 같은 뇌간과 기저핵은 주로 자발 15) 가쪽은 천막에 근접하여 직접적인 손상이고, 등쪽은 성으로 출혈이 발생하는 부위이지만, 명백한 외상의 병력 전단손상에 의해 발생한 것으로 미만성 뇌축색손상의 일 과 젊은 연령인 경우에는 병인을 외상에 추정해야 할 것 부로 해석하였다. 이며, 특히 MRI에서 미만성 축색손상이 관찰되면 더욱 더 다. 병명을 결정하는 데는 병인적 개념, 형태학적 개념, 그리 10) 외상성 출혈로 판단해야 하리라 생각된다. 만일 병인 여부 병명결정에 있어 병인을 근거하 의 결정이 어려운 경우에는 혈종이 흡수되는 시점에서 MRI 는 것이 가장 확실한 근거이고, 병인을 증명할 수 없는 경 를 재촬영하는 것도 병인의 결정하는 데 도움이 될 것이다. 고 기능적 개념이 있다. www.neurotrauma.or.kr 21

Primary Traumatic Brainstem Hematomas 결 론 외상성뇌간혈종은 CT에서천막상부의혈종을동반하지않고원발성으로매우드물게발생할수있다. 매우드물게발생하지만충분한병력, MRI 소견을종합하여진단으로원발성뇌간혈종을외상성으로진단기재할수있을것이다. 중심단어 : 외상성뇌내혈증 뇌간 진단서. REFERENCES 1) Bhatoe HS. Primary brainstem injury: benign course and improved survival. Acta Neurochir (Wien) 141:515-519, 1999 2) Clifton GL, McCormick WF, Grossman RG. Neuropathology of early and late deaths after head injury. Neurosurgery 8:309-314, 1981 3) Eo W, Lee HK, Cho BK, Sim BS. CT findings of primary brainstem injury: case report. J Korean Neurosurg Soc 10:205-210, 1981 4) Gennarelli TA, Thibault LE, Adams JH, Graham DI, Thompson CJ, Marcincin RP. Diffuse axonal injury and traumatic coma in the primate. Ann Neurol 12:564-574, 1982 5) Gentry LR, Godersky JC, Thompson B. MR imaging of head trauma: review of the distribution and radiopathologic features of traumatic lesions. AJR Am J Roentgenol 150:663-672, 1988 6) Han SH, Lee SS, Chung JT, Lee JS, Lee MS, Kim YG, et al. Unusual movement disorders in a patient with traumatic mesencephalic hemorrage. J Korean Neurol Assoc 11:261-264, 1993 7) Hashimoto T, Nakamura N, Richard KE, Frowein RA. Primary brain stem lesions caused by closed head injuries. Neurosurg Rev 16:291-298, 1993 8) Lee KS, Bae HG, Yun IG. A design for differentiation of traumatic and spontaneous intracerebral hemorrhages. J Korean Med Assoc 31:535-542, 1988 9) Mitchell DE, Adams JH. Primary focal impact damage to the brainstem in blunt head injuries. Does it exist? Lancet 2: 215-218, 1973 10) Moon KJ. Essential points for medical certification on diseases. J Korean Med Assoc 26:145-149, 1983 11) Park MS, Seo DC, Kim SJ, Hwang WC, Park CG. MR findings of brainstem injury. J Korean Soc Radiol 32:237-240, 1995 12) Rich JR, Gregorius FK, Hepler RS. Bilateral internuclear ophthalmoplegia after trauma. Arch Ophthalmol 92:66-68, 1974 13) Saeki N, Yamaura A, Sunami K. Brain stem contusion due to tentorial coup injury: case report and pathomechanical analysis from normal cadavers. Br J Neurosurg 12:151-155, 1998 14) Se YB, Kim CH, Bak KH, Kim JM. Traumatic brainstem hemorrhage presenting with hemiparesis. J Korean Neurosurg Soc 45: 176-178, 2009 15) Shibata Y, Matsumura A, Meguro K, Narushima K. Differentiation of mechanism and prognosis of traumatic brain stem lesions detected by magnetic resonance imaging in the acute stage. Clin Neurol Neurosurg 102:124-128, 2000 16) Thompson RK, Salcman M. Dynamic axial brain stem distortion as a mechanism in the production of brain stem hemorrhages: role of the carotid arteries. Neurosurgery 22:629-632, 1988 17) Tsai FY, Teal JS, Quinn MF, Itabashi HH, Huprich JE, Ahmadi J, et al. CT of brainstem injury. AJR Am J Roentgenol 134:717-723, 1980 18) Woischneck D, Klein S, Reissberg S, Peters B, Avenarius S, Günther G, et al. Prognosis of brain stem lesion in children with head injury. Childs Nerv Syst 19:174-178, 2003 22 J Kor Neurotraumatol Soc 2010;6:18-22