대한정형외과학회지 : 제 37 권제 3 호 2002 J. of Korean Orthop. Assoc. 2002; 37: 405-10 흉쇄유돌근단극유리술에의한소아선천성근성사경의치료 송광순 전시현 조재용 계명대학교의과대학정형외과학교실 목적 : 소아선천성근성사경의치료에있어, 흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부의단극유리술의결과와유용성에대하여알고자한다. 대상및방법 : 1991년 3월부터 1999년 3월까지선천성근성사경으로, 흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부의단극유리술을시행한 19예를대상으로하여, 후향적조사를시행하였다. 추시기간은평균 4년 3개월로서, 최소 1년 3개월에서최장 9년 3개월이었다. 추시결과의분석은 Canale 등의평가법을이용하였다. 결과 : 초기수술결과는전체 19예중우수가 15예 (79%), 불량이 4예 (21%) 였고, 양호에해당되는예는없었다. 재수술까지포함한경우, 89% 에서우수한결과를나타내었고, 재수술한 2예모두우수한결과를얻었다. 결론 : 선천성근성사경의단극유리술에의한치료는수술술기가비교적간편하고, 높은성공률 (79%) 을보여, 1차적으로시행할수있는시술로사료된다. 색인단어 : 소아선천성근성사경, 단극유리술 서 소아선천성근성사경은비교적빈도가높은선천성질환으로아직그원인은잘알려지지않고있다. 이질환의치료방법, 수술시기, 수술방법, 그리고수술후처치등에대하여는다양한보고들이있다. 수술적가료가필요한경우, 다양한술기중비교적용이하게시행할수있는흉쇄유돌근단극유리술의유용성과수술시연령, 이환부위, 수술후보조기의지속적착용의유무가치료결과에미치는영향에대해서연구하고자하였다. 저자들은 1991년 3월부터 1999년 3월까지치험한소아선천성근성사경의수술적치료에있어흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부의단극유리술의결과를분석하여, 문헌고찰과함께보고하는바이다. 1. 대상 론 연구대상및방법 1991년 3월부터 1999년 3월까지선천성근성사경으로, 흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부의단극유리술을시행한환자중 통신저자 : 송광순대구광역시중구동산동 194 계명대학교의과대학동산의료원정형외과학교실 TEL: 053-250-7250 FAX: 053-250-7205 E-mail: skspos@dsmc.or.kr 자료가완전하고 1년이상추시가가능하였던 19예를대상으로하여, 후향적조사를시행하였다. 추시기간은평균 4년 3개월로서, 최소 1년 3개월에서최장 9년 3개월이었다. 모든증례는한시술자에의하여시술되었으며, 동일한수기를시행하였다. 2. 방법환자의외래및입원기록등을근거로하여, 환자의초기수술시연령, 성별, 출생력, 수반된선천성기형, 좌우의위치, 이학적소견, 수술후지속적보조기착용기간, 안면부비대칭여부, 경부의운동범위및두부사경등에대하여조사하였다. 치료결과는미용상과기능상으로나누어분석하였다. 미용상결과에대해서는환자가안면부대칭을보이거나비대칭을보이더라도검사자가겨우알수있는정도이고, 두부사경이없고, 흉쇄유돌근의잔여변형이없는경우, 만족스러운미용상결과 (satisfactory cosmetic result) 로, 환자가안면부비대칭이뚜렷하고, 흉쇄유돌근의잔여변형이있는경우, 불만족스러운미용상결과 (unsatisfactory cosmetic result) 로분류하였다. 기능상결과에대해서는만족스러운기능상결과 (satisfactory functional result) 는환자가정상적인경부운동범위를보이거나 30 미만의경부회전장애를보이는경우로판정하였고, 불만족스러운기능상결과 (unsatisfactory functional result) 는환자가 30 이상의경부회전장애를보이는경우로판정하였다. 종합적인치료결과의판정은 Canale 등 3) 이제시했던방법에의해미용과기능상의결과가모두만족스러운경우를우수 (Good), 미용상이나기능상결과중하나가불만족스러운경우를양호 (Fair), 405
406 송광순 전시현 조재용 모두불만족스러운경우를불량 (Poor) 으로판정분류하였다. 그리고, 초기수술시연령, 이환부위, 수술후보조기의지속적착용여부가결과에미치는영향에대해 Pearson Chi-Square Tests를이용하여상관관계를통계학적으로분석하였고 p값이 0.05 미만일때유의성이있는것으로하였다. 결과치료결과는우수가 15예 (79%), 불량이 4예 (21%) 였고, 양호에해당되는예는없었다. 불량한결과를보인 4예중 2예는초기수술후각각 5년 8개월과 4년뒤에동일한수기로재수술을시행하여, 각각 3년 7개월, 4년 7개월의추적관찰에서우수한결과를나타내었다. 다른 2예는초기수술후각각 2년 4개월과 6개월뒤에재수술을시행하여우수한결과를나타내었으나, 추적기간이미비해서재수술의결과분석에서는제외시켰다. 전체적으로, 초기수술에서약 79% 에서, 재수술까지포함한경우 89% 에서우수한결과를나타내었고, 재수술한 2예모두우수한결과를보였다 (Table 1). 초기수술시환자의연령은최소 2세 1개월부터최고 11세 9 개월로, 평균연령이 5세 7개월이었다. 이중 9명이 5세미만에, 10명이 5세이상에서수술을시행받았다. 재수술까지포함한경우 12명이 5세이상에서수술을시행받았다. 우수군의경우초기수술시연령은평균연령이 6세 2개월이었으며, 5세미만이 5명, 5세이상이 10명이었다. 불량군의결과를나타낸 4예는초기수술시평균연령이 3세 3개월이었으며, 모두 5세미만에 1차수술을시행하였다. 5세미만에수술한 9예중 5예 (55.6%) 에서우수결과를관찰하였으며, 5세이상에수술한 10예에서는모두우수의결과가관찰되었다 (Fig. 1). 초기수술시의연령과추시결과와의상관관계는 p값이 0.033으로유의성이있는것으로볼수있으나, 기대계수조건이성립되지않아통계적인유의성을확증할수는없었다. 이환부위에따른결과를보면우측의경우 11예중 10예에서우수의결과를관찰하였으며, 좌측의경우 8예중 5예에서우수의결과가관찰되었다. 이환부위와추시결과와의상관관계는 p값이 0.262로통계적인유의성이없었다. 수술후모든예에서 6개월간보조기의착용을시행하였으며, 약5 에서 10 정도건측으로과교정되도록한위치에서, 이환부위는보조기의폭을유양돌기에서쇄골부까지, 건측은폭을가능한좁게개인별로제작하여사용하였다. 6개월이상지속적으로잘착용한예는불량군에서 2예, 우수군에서는 11예였다. 6 개월이상지속적으로착용하지못한예는불량군에서 2예, 우수군에서 4예였다. 수술후보조기의지속적인착용과추시결과와의상관관계는 p값이 0.373으로통계적인유의성이없었다. 치료전과치료후의안면비대칭의자세한비교는수술전안면비대칭의상세한의무기록의부재로불가능하였으나, 수술후만족한결과를보인 15예에서는안면비대칭이소실되거나, 약간잔존하더라도검사자에의해측정하기어려운정도였으며, 환자나보호자모두만족하는경우였다. 수술후불만족을보인 4예는수술전과비교해교정의차이가크게없는경우로대부분수술직후는교정소견을보였으나, 성장함에따라서서히재발한경우였다. 흉쇄유돌근의잔여변형과두부경사도, 경부 Table 1. Summary of results by unipolar release Sex/Side Age at Age at Length of Associatied Result Brace well Others affected diagnosis (yrs) operation (yrs) followup (yrs) anomaly M/Rt. 3+9 4+10, 10+6 5+8, 3+7 Poor Good I* Recurred M/Lt. 9+11 10+1 8+7 Good R M/Lt. 2+3 2+5, 6+5 4, 4+7 Poor Good I Recurred F/Rt. 2 2+1 5+7 Good R M/Rt. 6+8 6+11 5+3 Good R Urachal cyst M/Rt. 3+7 3+10 5+5 Good R M/Rt. 1+10 2+2 4+9 Good I Plagiocephaly Breech F/Lt. 5 5+3 4+7 Good R F/Rt. 5+2 5+4 4+7 Good I M/Rt. 4+9 4+11 4+5 Good R F/Lt. 2+4 2+4 1+9 Good I M/Rt. 5+2 6+5 2+9 Good R Breech M/Rt. 5+7 5+8 3+2 Good R Breech F/Lt. 2+11 3+3, 5+7 2+7 Poor R Recurred F/Rt. 11+4 11+9 2+6 Good R F/Lt. 5+2 5+10 1+3 Good R F/Lt. 8+10 8+10 1+10 Good I Breech M/Rt. 11+8 11+9 1+8 Good R M/Lt. 2+9 2+9, 3+3 1+4 Poor R Recurred *I: Irregular cervical bracing, R: Regular cervical bracing.
흉쇄유돌근단극유리술에의한소아선천성근성사경의치료 407 A B C D Fig. 1. A: A 12-year-old girl with right congenital muscular torticollis. The clavicular and sternal heads of the sternocleidomastoideus were tight and a moderate degree of facial asymmetry and head tilt were present. B: 4 years after surgery, the facial asymmetry and head tilt had been recovered, and the normal V-contour of the neck was shown. The patient had a good result. C: Preoperatively the tightness of the sternocleidomastoideus was marked. D: 4 years after surgery, the tightness of the sternocleidomastoideus was absent, and the range of neck movement satisfactory. 회전운동범위소실은상호간밀접한연관을갖는것으로, 수술한 19예중 15예에서는만족한결과를보였고, 4예에서불만족의결과를보였다. 수술후상흔의상태는, 절개부위가쇄골상방약 1 cm 이내이고, 표피하봉합술을시행하여서, 수술흔이작고, 의복착용시표시가적어환자와보호자의만족도가특히높았다. 본연구에서는전례에서수술후상흔은만족한결과를보였다 (Fig. 2). 고찰소아선천성근성사경은척추와사지의기형중발달성고관절이형성증과선천성변형족과함께선천성질환을대표하는비교적빈도가높은질환으로, 점진적인흉쇄유돌근의섬유화로근육이단축되어, 환측으로머리가기울어지며, 반대측으로턱이회전되어, 점진적으로안면과두개골의성장에변화를일으
408 송광순 전시현 조재용 A B Fig. 2. 4 years after surgery. A: The range of neck movement was satisfactory. B: There was no hypertrophic scarring. 켜안면상의변형을초래하게된다. 이질환은외견상변형이뚜렷하기때문에대개출생시에부모에의하여쉽게발견된다. 출생직후에는흉쇄유돌근내에방추형의종괴가촉지되는것이보통이며, 생후 1개월내지 2개월내에그크기가최대에이르렀다가, 점차작아지기시작하여 1년이내에약 90% 정도는완전히사라진다 6). 그러나크기만작아질뿐완전히없어지지않는경우도있으며, 이경우흉쇄유돌근의영구구축과더불어이차적인주위조직의구축이발생한다. 영유아기의어린시절에는미용상의문제에불과하지만, 발육이진행함에따라안면이비대칭적으로발육되고, 심한경우에는경추의변형이점차고착화하고사시와시력장애를초래하기도한다. 이질환의발생원인에대하여 1670년 Van Rosenhysen이태위설을발표한이후, 유전설, 신경설, 감염설, 외상설등여러가설이제시되었으나 11,16,22), 아직도그정확한원인은불확실하다. 1941년 Chandler 5) 는태아의두부가자궁속에서비정상적위치로인하여흉쇄유돌근속에반흔이형성되어사경이발생한다고주장하였으며, 선천성사경중에서 30.0-14.4% 의둔위분만을보고하여밀접한관계를제시하였다. 본연구에서도둔위분만이 4예 (21.05%) 로나타났다. 성별발생빈도는서로비슷한분포를보이며일반적으로남아가다소많은것으로보고되고있으나, Canale 등 3) 과 Chung 등 6) 은특이한차이가없음을보고하였다. 본연구에서는남자가 11예 (57.89%), 여자가 8예 (42.11%) 로관찰되었다. 좌우측발생빈도는본연구에서우측 11예 (57.89%), 좌측 8 예 (42.11%) 로특이한차이가없었고, 이는이등 15) 의보고에서도알수있다. 하지만 Chung 등 6) 은우측이약 2배빈발한다고보고하기도하였다. 또한이환부위에따른수술의결과는우수군에서좌측 5예 (33.33%), 우측 10예 (66.67%) 였고, 불량군에서는좌측 3예 (75%), 우측 1예 (25%) 로그결과의통계적유의성은없었다. 치료방법은, 고식적치료에서부터 1,3,7,8) 유아기조기수술에 3,4,7,10,11,17,21) 이르기까지다양하게소개되어있는데, 만 1세이내의영유아의경우는수동적신연운동등의고식적방법으로교정이대부분가능하며, 도수교정에실패하였거나늦게치료를시작한경우에는수술이필요하였다 3,7,10,12,15,20,24,25). 수술의목표는일차적으로외모의교정에있으며, 이를위하여단축된근육을절제하여머리와얼굴이정립하도록해주고, 목의윤곽을바로잡아주며, 수술로인한반흔을가능한작게해야한다. 수술방법도흉쇄유돌근의완전적출 2), 피하건절술 2), 단극건절술 18,24), 상하방복합건절술 9,28), Z형근연장술, Ferkel식양극건절술 9) 에이르기까지다양하게알려져있다. 교정수술의유형을분류하자면단극유리술로서흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부만절제하는경우 18,24), 역시단극유리술로서유양돌기쪽기시부만절제하는경우 12), 종지부와더불어유양돌기쪽기시부를절제하는양극유리술 9,28), 그리고미용상의결함이뚜렷하여근래에는거의시행되지않고있는흉쇄유돌근전적출술 2) 이있다. Ippolito 등 12) 은흉골 -쇄골쪽종지부단극유리술을시행후성장완료시까지장기간추시한 64명의결과를분석하여, 37% 에서우수의성적을그리고 45% 에서양호의성적을얻었으며, 18% 에서교정에실패하였다고보고하고, 특히나이가많거나변형이심할수록재발률이높았다고하였다. 또한변형이중등도이상의경우나, 수술에실패한경우, 그리고고식적인방법에실패한 3-5세사이의경우에는보통양극유리술의적응증으로보나, 이견이많은상태이다. Yun 29) 은단극유리술의적응증을만 3-5세이하의영유아에서정도가비교적심하지않은경우로국한하고있으며, 만 6세이후의학동기어린이나변형의정도가심한경우에는양극건절술을권하고있다. 즉, 나이가많을수록오랜기간기형이고착화하여, 얼굴과두상의비대칭이나사시등의이차적변화가뚜렷할뿐아니라, 근육의단축이상당하여목운동의제한정도가심하고, 따라서단근건절술만으로는재발이나교정이부족한경우가종종나타나기때문이며, 이경우최근에는 Ferkel 술식 9) 이흔히이용되고있다. 하지만
흉쇄유돌근단극유리술에의한소아선천성근성사경의치료 409 수술시기에따른수술방법에대한논란은계속되고있는데, 본연구에서도초기수술시연령에관계없이단극유리술에의한수술로비교적높은성공률 (79%) 이관찰되었으며, 단극유리술로재수술한 2예에서도모두우수한결과를관찰할수있었다. 수술시기와방법에대한결과를분석하기위한본연구가대상증례수나결과분석에있어다소의제한이있는점을감안할때, 보다정확한결과를얻기위해서목적성을가진전향적인연구조사가필요하리라생각되었다. 또, 불량한결과를보인 4 예모두 5세이하의비교적어린나이였으나, 4예모두변형의정도가심한경우로, 그중 1예는수술중경정맥 (Jugular vein) 의천공으로인해, 구축조직의충분한유리를시행하지못한데원인이있었으며, 나머지증례는시술자가초기에시행한경우로불충분한수술적유리가주된원인이되었던것으로사료된다. 수술시기에도조기수술 7,10,19) 및고식적치료후경과를보아수술하는 13,15,20,23) 등시기및적응증에도많은논란이있는데, Ling 등 17) 은 1세에서 4세사이에수술적치료하는것이이상적이라하였으나 Canale 등 3) 과 Ippolito 등 12) 은 6세까지도수술적치료로좋은결과를얻을수있다고하였고, Lee 등 14) 은12세이상에서도수술적가료를하여많은개선이있어수술을적극권유하였다. 본연구에서도초기수술시연령이 10세이상의경우인 3예모두에서우수의결과를관찰할수있었으며, 재수술한 1예까지포함하면 4예에서우수의결과를보였다. 안면비대칭이비교적유지되어있고, 운동제한이나두부경사가심하지않으면, 5세이상의연령에서도단극유리술은일차적으로시행될수있으리라사료되었다. Ling 등 18) 은수술적치료후, 5세이하에서는 85% 가안면부비대칭이교정되고, 5세이상에서는 50% 만이안면부비대칭이교정되었음을보고한바있다. 본연구에서는결과가만족스러웠던 5세이상의환자에서추시결과, 안면부비대칭은큰문제가되지않았다. 그러나, 본연구가후향적방법의논문이라, 수술전환자상태에대한의무기록이충분하지않아결과분석시사용한평가방법을수술전상태의평가에적용하였고, 이로인해안면비대칭의교정정도를세밀히분석할수는없었다. 따라서수술전환자상태의정도와수술후결과와의연관성은발견할수있었으나, 평가기준의모호성으로수치적인결론은얻을수없었다. 수술후처치에대해서도 Thomas 등 26) 에따르면교정된경부의위치를보존, 유지하는데, 석고, 보조기, 경부견인등이사용되고, 양측근육의균형을위한운동을상당기간하여야한다고하였다. 또한석등 23) 은보조기사용기간이길수록결과가양호하다고하였는데, 본연구에서는전례에서 6개월이상보조기의지속적착용을원칙으로하였으므로보조기착용의유무에대해서는비교분석은불가능하였다. 다만 6개월이상지속적으로착용한경우 84.62% 에서, 지속적인착용을하지못한경우 66.67% 에서우수의결과가관찰되었으나. 통계적유의성은없었다. 결론선천성근성사경환자에서, 흉쇄유돌근의쇄골-흉골쪽종지부의단극유리술은, 안면비대칭이나두부경사의정도가심하지않는경우, 초기수술시연령, 이환부위, 보조기착용의지속유무와관계없이, 일차적으로시행할수있는시술로사료된다. 그러나정확한결론을위해서는더많은증례에서전향적인연구가필요하리라사료된다. 참고문헌 1. Binder H, Eng GD, Gaiser JF, et al: Congenital muscular torticollis: results of conservative management with long-term follow-up in 85 cases. Arch Phys Rehabil, 68: 222, 1987. 2. Brown JB and McDowell F: Wry-neck facial distortion prevented by resection of fibrosed sternomastoid muscle in infancy and childhood. Ann Surg, 131: 721-733, 1950. 3. Canale, ST, Griffin DW and Hubbard CN: Congenital muscular torticollis. A long-term follow up. J Bone Joint Surg, 64-A: 810-816, 1982. 4. Chandler FA: Muscular torticollis. J Bone Joint Surg, 30-A: 566, 1948. 5. Chandler FA and Altenberg A: Congenital muscular torticollis. JAMA, 125: 476, 1944. 6. Chung IH, Park BM and Chang SC: Congenital muscular torticollis. Yonsei Medical Journal, 9: 116-120, 1968. 7. Coventry MB and Harris LE: Congenital muscular torticollis in infancy. Some observation regarding treatment. J Bone Joint Surg, 41-A: 815-822, 1959. 8. Crenshaw MB and Harris LE: Congenital muscular torticollis in infancy. J Bone Joint Surg, 41-A: 815, 1959. 9. Ferkel RD, Westin GW, Dawson EG and Oppenheim WL: Muscular torticollis. A modified surgical approach.. J Bone Joint Surg, 65-A: 894-900, 1983. 10. Hulbert KF: Congenital torticollis. J Bone Joint Surg, 32-B: 50-59, 1960. 11. Hulbert K: Torticollis. Postgrad Med J, 41: 699-706, 1965. 12. Ippolito E, Tudisco C and Massobrio M: Long-term results of open sternomastoid tenotomy for idiopathic muscular torticollis. J Bone Joint Surg, 67-A: 33-38, 1985. 13. Kang CN, Kim DH and Kim KH: The conservative treatment of congenital muscular toticollis. J of Korean Orthop Assoc, 7: 312-318, 1972. 14. Lee EH, Kang YK and Bose K: Surgical correction of muscular torticollis. Clin Orthop, 86: 114-150, 1972. 15. Lee YT, Chang YS and Park BM: A clinical study of congenital muscular torticollis. J Korean Orthop Assoc, 21: 423-432, 1986. 16. Lidge RT, Bechtol RC and Lambert CN: Congenital muscular torticollis. Etiology and pathology. J Bone Joint Surg, 39-A: 1165-1182, 1957.
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