대흉외지 2010;43:764-768 DOI:10.5090/kjtcs.2010.43.6.764 증례보고 전완부에발생한정맥확장증의수술적치험 1 예보고 이우성 * ㆍ김요한 * ㆍ지현근 * ㆍ황재준 * ㆍ이송암 * ㆍ정호성 ** A case report Woo Surng Lee, M.D.*, Yo Han Kim, M.D.*, Hyun Keun Chee, M.D.*, Jae Joon Hwang, M.D.*, Song Am Lee, M.D.*, Ho Sung Jung, M.D.** Phlebectasia of the venous system of the upper limb is very rare and it does not have a well-defined etiology. Phlebectasia means isolated fusiform or saccular dilatation of the venous system and isolated phlebectasia of the forearm may present as a painless cosmetic deformity or it may cause pain, decreased range of movement, compression on adjacent structures, bleeding, thrombosis and consumptive coagulopathy. We report here on a case of isolated phlebectasia of the forearm and we briefly review the relevant literature. Key words: 1. Veins 2. Dilatation (Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2010;43:764-768) 증례 71세남자환자가좌측상완의종괴로흉부심장혈관외과외래를방문하였다. 신장 165 cm, 몸무게 60 kg인환자는고혈압, 당뇨, 결핵등의특이병력을지니지않았으며특별한외상등의과거력도관찰되지않았으며, 수술및입원등의과거력도관찰되지않았다. 젊은시절에농사일을하였고최근 10년이상동안은특별한일을하지않는다고하며, 20년동안의흡연력이있었으나 30년전금연후에는흡연및음주도하지않는다고하였다. 내원및입원당시혈압은 120/68 mmhg, 심박동 70회 / 분, 체온 36.5 o C 등으로전반적인생체징후및의식상태는양호하 였고, 혈액학적검사및화학검사등의수술전검사등에서도이상소견은관찰되지않았다. 종괴는좌측상완의여러부위에서관찰되는혈관확장으로의심되었고, 굵은부위는 2.0 cm 정도의직경을지니고있었고혈관압박등을시행하지않은상태에서전완정중피 (median antebrachial) 정맥과두부 (cephalic) 정맥의직경에약 4배이상의굵기를보이고있었다. 전반적인통증증가및확장소견이 2주전부터관찰되었고, 좌측으로무거운것을드는등의행위를할때상당한통증이종괴주변으로동반되며좌측손바닥으로의신경방사통이생겨서불편하다고하였다. 일반적인상태에서는확장된혈관에압통이관찰되지않았으며, 전완정중피정맥과전주정맥의가지 * 건국대학교의학전문대학원흉부외과학교실 Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, School of Medicine, Konkuk University ** 건국대학교의학전문대학원충주병원응급의학교실 Department of Emergency Medicine, Chungju Hospital, School of Medicine, Konkuk University 논문접수일 :2010 년 7 월 24 일, 논문수정일 :2010 년 9 월 17 일, 심사통과일 :2010 년 9 월 26 일책임저자 : 김요한 (380-704) 충북충주시교현 2 동 620-5, 건국대학교충주병원흉부외과 (Tel) 043-840-8840, (Fax) 043-847-8665, E-mail: drhousehouse@naver.com 본논문의저작권및전자매체의지적소유권은대한흉부외과학회에있다. CC This is an open access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 764
이우성외 Fig. 1. Preoperative photographic finding of anterior area of left forearm. 정맥으로추정되는혈관의전반적인확장을지니고있었으나박동등은관찰되지않았고, 진동및잡음등도관찰되지않았다 (Fig. 1). 이학적검사상에서사지비대등의이상소견은관찰되지않았고, 단순엑스선검사상연조직, 요골및척골등에특이소견은관찰되지않았으며, 종괴에대한듀플렉스초음파검사 (Fig. 2) 에서전완정중피정맥, 두부정맥및전주 (antecubital) 정맥의가지정맥에전반적인확장이다발성으로관찰되었고, 이들중에직경이가장큰부위는약 2.0 cm으로관찰되었다. 내부에혈전및격막등은관찰되지않았으나, 병변으로관찰되는정맥확장부위는전반적으로정맥정체 (stasis) 양상을보이고있었다. 비록혈류량이많지는않았으나전완정중피정맥및두부정맥과각각두부위에서혈류의흐름이관찰되었고, 요측정중피 (median cephalic) 정맥과는한부위에서혈류의흐름이관찰되었으며, 여러부위에서심부정맥으로의관통정맥이관찰되었으나, 주변동맥과의교통은관찰되지않았다. 또한경부의혈관에대해서도듀플렉스초음파검사를시행하여상기상완의병변외에는다른동반된혈관질환이없음을확인하였고, 흉부, 경부및양측상지에대한혈관조영전산화단층촬영을시행하여상기병변외에는다른특별한문제소견이없음을확인하였으나, 좌측상완에확장된정맥소견및상기병변으로의조영제의진행이매우지연됨이관찰됨을확인하였다 (Fig. 2). 또한동맥및정맥조영술을시행하여동반된동정맥기형등의소견이관찰되지않음을확인하였다 (Fig. 2). 수술은국소마취하에서종괴상부에서약 1.0 cm 의 절개를네군에하였으며하지정맥류수술에주로이용되는정맥류절제술등을차용하여수술을진행하였고, 각각의연결되는정맥과의근위부및원위부를결찰하여절제를하였으며, 육안적으로확인되는심부정맥으로의관통정맥도결찰하여제거하였다. 술중절제에특별한문제는없었으며, 주변동맥으로의교통등도관찰되지않음을확인하였으나, 정맥류의절제를위하여과도한견인및전기소작기등의사용시환자는좌측손바닥으로의약간의감각이상및통증등의신경자극으로인한신경학적이상증상을호소하여, 발생가능한좌측손바닥으로의감각이상및통증등의신경자극및손상에의한신경학적증상이오지않도록, 견인및소작기등의사용에최선의노력을기울였다. 제거된병변은일반적으로하지정맥류의양상과비슷한정맥의과도한확장소견으로관찰되었고, 내부에는혈액만이관찰되었고, 혈전및염증등을의심할만한소견은관찰되지않았다. 조직학적검사에서정맥전층의확장소견을보이는정맥확장증으로진단되었고동맥경화증에의한변화소견등은관찰되지않았다 (Fig. 3). 환자는수술후혈행장애는관찰되지않았고, 좌측손가락으로의방사통등도호전되었으며, 무거운물건을들때에도더이상의통증이느껴지지않는다고하였다. 환자는술후당일퇴원하였고특별한문제소견없이 8주동안외래추적관찰중이다. 고찰상지의정맥시스템에발생하는정맥확장증 (phlebectasia) 은아직까지정확한병인이규명되지않은매우드문양상의질환으로, 일반적으로이러한정맥확장증은방추형혹은주머니모양의정맥확장을의미하여, 독립적으로상완에발생하는경우는매우드문것으로알려져있다 [1]. 상지에발생하는혈관확장증은주로부드러운구형의양상을보이고대부분의경우심각한피부변화등을야기하지는않는것으로보고되고있다 [2,3]. 대개의경우주로상대정맥, 간문맥, 비장정맥, 대퇴정맥, 복제정맥및내경정맥등과같이직경이큰혈관에발생한다고알려져있고, 독립적으로상완의말초정맥에발생하는경우는많은상지의혈관질환에도불구하고매우드문양상의질환으로 [1], 저자들이조사한바로는해외에서도극히적은증례가보고되고있으며, 국내에서는아직보고가없는것으로알려져있다. 혈관확장증의발생원인에대하여서는아직정확한원인규명이이루어지지는않았 765
대흉외지 2010;43:764-768 Fig. 2. (A) Preoperative Doppler sonography view showing dilated vein. (B) Preoperative upper extremity angio CT axial view: Black arrow indicates cephalic vein, white arrow indicates median antebrachial vein, white arrow head indicated basilic vein, black arrow head indicates interosseous vessels and double white arrow indicates dilated vein with communicating with median antebrachial vein. (C) Preoperative upper extremity angio CT 3D reconstruction view: Showing dilated veins with communication cephalic vein, median antebrachial vein and basilic vein. (D) Preoperative upper extremity venogram view: showing dilated veins with delayed angio pattern and flower-blooming like appearance without any communication to artery. 으나, 외상, 감염, 선천적약화, 퇴행성변화, 증가된정맥압력및과도한긴장으로인한손상등이복합적으로작용하는것이아닌가추정되고있으며, 특히선천적으로국소적인혈관벽의약화는가장흔한인자로보고되고있다. 대부분의임상증례가 10세미만의어린이나신생 아에서주로발생한다고보고되고있으며, 본증례처럼 70세가넘는고령의환자에서독립적으로발생한병변은매우드물다고알려져있다 [4]. 이러한혈관확장증의진단에는무엇보다도외상이나치료의과거력을포함한병력을확인하는것이가장중요할것으로사료되며, 세심한 766
이우성외 Fig. 3. Histologic finding of resected phlebectasia. (A) Contains whole venous vessel component (H&E stain, 12.5), (B) Contains whole venous vessel component and showing dilated veins lined by a single layer of endothelial cells and irregular bundles of smooth muscle in the tunica media without internal or external elastic lamina (H&E stain, 40). 이학적검사가중요함은더이상의설명이필요없을것이다. 진단에는혈류측정이가능한칼라듀플렉스혈관초음파가가장흔하게사용되며, 혈관초음파로도치료방침을설정하고감별진단을하기에충분하다고알려져있다 [5]. 다만, 일부의보고에서는흉부및경부등의대혈관등에동반된혈관질환과의감별을위하여흉부및경부전산화단층촬영및자기공명영상장치를반드시촬영해야한다는주장도있다 [6]. 흔하게관찰되는혈관확장증의합병증으로는혈전, 색전, 파열, 주위신경압박, 동정맥류혈성및주변동맥압박등이보고되고있으며, 특히혈전등의생성은상대적으로느린혈류속도에기인한다고알려져있다 [5]. 증상이없는혈관확장증의치료에대하여서는논의의여지가있으나, 증상이있거나, 크기가계속증가하고외관을손상케하는병변에대하여서는수술적치료를포함한치료방침을설정해야한다고알려져있다. 일반적인절제술, 혈관문합술, 인조혈관으로의대치술및절제술후에우회술등다양한방법이치료법으로적용될수있을것이나이는해부학적위치및주위순환조직과의관계에서결정되어야할것이다. 또한혈관확장증의수술시주위신경조직의침범및손상유무에도상당한주의를요할것으로사료되며, 본증례에서도손바닥으로의감각신경을압박하는증상이발현되었고술중에도신경손상등에세심한주의를기울였다. 최근들어일부보고에서는혈관경화요법을시행하여좋은임상결과를얻었다는보고가있으며, 이러한혈관경화요법 을상지에시행시에는중심혈관에발생가능한색전형성 (central embolization) 의발병가능성을염두에두어야한다고하였다 [7]. 임상적으로보고가많지않아감별진단등에는어려움이있으나, 신경절낭종 (ganglion cyst) 과같은연부조직종양및동맥정류와같은혈관계문제등을우선감별하여야하며, 드물지만 Servelle-Martorell 증후군, Bockenheimer s 증후군, Klippel-Trenaunay 증후군및 Parkes-Weber 증후군등과도감별이필요할것으로사료된다. Servelle-Martorell 증후군은주로정맥기형으로인하여야기된사지비후 (limb hypertrophy) 가관찰된다고알려져있으며, Bockenheimer s 증후군은불규칙한양상으로확장되는정맥질환이지만모든임상양상이선천성으로발현하여일생동안서서히진행하는양상을보인다. 또한 Klippel-Trenaunay 증후군은혈관확장증뿐만아이라사춘기후반까지점진적으로진행하는사지의과잉성장을특징으로하고 Parkes-Weber 증후군은다발성의동정맥루를특징으로하여인접사지에과잉성장을유발하는것으로알려져있다 [8]. 참고문헌 1. Ashish B, Patel GR, Bachani M, Gohil VD. Isolated phlebectasia of the forearm. Indian J Surg 2007;69:115-6. 2. Enjolras O, Ciabrini D, Mazoyer E, Laurian C, Herbreteau D. Extensive pure venous malformations in the upper or lower limb. J Am Acad Dermatol 1997;36:219-25. 767
대흉외지 2010;43:764-768 3. Claudon M, Upton J, Burrows PE. Diffuse venous malformations of the upper limb: morphologic characterization by MRI and venography. Pediatr Radiol 2001;31:507-14. 4. Rimon U, Garniek A, Galili Y, Golan G, Bensaid P, Morag B. Ethanol sclerotherapy of peripheral venous malformation. Eur J Radiol 2004;52:283-7. 5. Seo SH, Kim MB, Kwon KS, Kim CW, Oh CK. Primary venous aneurysms of the superficial venous system. Angiology 2008;59:593-8. 6. Fayad L, Hazirolan T, Bluemke D, Mitchell S. Vascular malformations in the extremities: emphasis on MR imaging features that guide treatment options. Skeletal Radiol 2006; 35:127-37. 7. Puig S, Aref H, Chigot V, Bonin B, Brunelle F. Classification of venous malformations in children and implications for sclerotherapy. Pediatr Radiol 2003;33:99-103. 8. Osawa R, Kato N, Yanagi T, Yamane N. A case of Bockenheimer's syndrome (genuine diffuse phlebectasia): venous involvement inside muscles was detected by magnetic resonance imaging. Clin Exp Dermatol 2007;32:664-7. = 국문초록 = 상지의정맥시스템에발생하는정맥류는아직까지정확한병인이규명되지않은매우드문양상의질환이다. 일반적으로정맥확장증은방추형혹은주머니모양의정맥확장을의미하여, 독립적으로상완에발생한정맥확장증은통증이없는미용적문제나통증, 움직임의제한, 인접장기의압박소견, 출혈, 혈전및소모성응고병증등을야기할수있다. 이에저자들은상완에발생한정맥확장증을간략한문헌보고와함께상기질환을보고하는바이다. 중심단어 :1. 정맥 2. 확장증 768