Archives of Hand and Microsurgery Arch Hand Microsurg 2019;24(1):96-101. https://doi.org/10.12790/ahm.2019.24.1.96 pissn 2586-3290 eissn 2586-3533 Case Report 골연골종에의한주관증후군 : 증례보고 유현규ㆍ강호민ㆍ강홍제 원광대학교의과대학정형외과학교실 Cubital Tunnel Syndrome Caused by Osteochondroma: A Case Report Hyun Kyu Yu, Ho Min Kang, Hong Je Kang Department of Orthopedic Surgery, Wonkwang University School of Medicine, Iksan, Korea Cubital tunnel syndrome is a compressive neuropathy caused by ulnar nerve compression on elbow joint. The causes of cubital tunnel syndrome are unknown but it can be caused by trauma, bone deformity and space occupying lesions like a mass. Osteochondroma is a common benign bone tumor, it usually develops at the metaphysis of the long bones. Symptoms of nerve compression by osteochondroma are very rare and there have been few reports of cubital tunnel syndrome caused by osteochondroma. The authors experienced a 46-year-old male patient who have cubital tunnel syndrome by osteochondroma. Therefore, we report the case with literature review. Key Words: Cubital tunnel syndrome, Osteochondroma, Ulnar nerve 주관증후군 (Cubital tunnel syndrome) 은주관절에서척골신경이압박되어발생하는압박성신경병증이다 1. 주관증후군은 1800년대에는주로외상, 아탈구등으로인한외상에의해발생한다고하였으나 2 골관절염, 오스본근막의수축, 주관절내측의결절종등의비외상성원인들도알려졌다 3. 골연골종 (osteochondroma) 은흔히볼수있는양성골종양으로주로장골의골간단부위에서발생한다 4. 주로대퇴골원위부, 경골근위부, 상완골근위부에서볼수있지만주관절부위에발생하는경우는흔치않으며관절내로진행하는경우는매우드물다 5. 골연골종에의한신경압박증상은매우드물며그중주관절에서척골신경이압박되어발생하는주관증후군에대한보고는거의없다. 이에저자들은주관증후군증상을보이는 46세남자에 서발견된골연골종을경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 증례 46세남자환자가약 10년전부터지속된우측 4,5 수지저린감을주소로내원하였다. 과거력상우측 4,5 수지저린감으로타병원에서주관증후군과수근관증후군으로상완골내측상과절제술및단순감압술과수근관이완술을시행한기왕력이있었다. 이학적검사상우측 4,5 수지의저린감을보였으며우측엄지골간근위축 (1st interosseous muscle atrophy) 을보였고 4,5 수지에갈퀴손 (claw hand) 을보였다. 우측주 Received October 5, 2018, Revised [1] November 22, 2018, [2] January 7, 2019, Accepted January 9, 2019 Corresponding author: Hong Je Kang Department of Orthopedic Surgery, Wonkwang University School of Medicine, 895 Muwang-ro, Iksan 54538, Korea TEL: +82-63-859-1360, FAX: +82-63-852-9329, E-mail: kanghongje@hanmail.net Copyright c 2019 by Korean Society for Surgery of the Hand, Korean Society for Microsurgery, and Korean Society for Surgery of the Peripheral Nerve. All Rights reserved. This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. 96
Hyun Kyu Yu, et al. Cubital Tunnel Syndrome Caused by Osteochondroma 관절부위에티넬징후 (Tinel sign) 가있었으며우측주관절내측부위에 5 5 cm 크기의무통성의단단한종괴가만져졌다 (Fig. 1). 주관절굴곡운동범위 120, 신전운동범위 90 로제한된소견을보였으며관절운동시통증이있었다. 단순방사선검사상이전골절소견이나변형등은보이지않았고우측상완골원위부내측부위에명확한경계를가지는둥근모양의연골에둘러쌓인종괴소견을보였다 (Fig. 2). 컴퓨터단층촬영 (computed tomography, CT) 검사상상완골원위부내측부위에둥근모양의내부가다엽성모양을가지며피질골및골수강과연결되어있는골화성종괴가보였다 (Fig. 3). 자기공명영상 (magnetic resonance imaging, MRI) 검사에서종괴는 T2 영상에서는중등도의신호강도를보이며, T1 영상에서는고신호강도를보였으며가돌리늄 (gadolinium) 조영증강 T1 영상에서는 T2 영상보다는고신호강도를보이고있었다. 상완골원위부와종괴는피질골과골수강이연결되어있으며연골모로 둘러쌓인소견을보여골연골종으로의심하였다 (Fig. 4). 근전도및신경전도검사상우측주관절부위에서운동신경전달속도 27.2 m/sec로지연되어있어골연골종에의한주관증후군으로의심하였다. 이에대하여수술적치료를시행하였으며수술소견상상완골원위부와경계가명확하지않은약 5 5 cm 크기의울퉁불퉁한표면을가진종괴가관찰되었다. 종괴로인하여척골신경이눌려있었고주위조직과유착되어있었다 (Fig. 5). 종괴와상완골원위부는피질골과골수강이연결되어있었으며두꺼운연골모에둘러쌓여있었으며관절내에유리체는관찰되지않았다. 이에절골도 (osteotome) 를이용하여상완골경계를따라절골술을시행하였다. 척골신경에대하여주위조직과의유리술및감압술시행후전방전위술시행하였다. 이후주관절수동적운동시행하여굴곡운동범위 130, 신전운동범위 10 로관절운동범위가호전되었다 (Fig. 6). 수술후장상지석고고정술을시행한뒤, 술후 3일째주관절보조기로전환하였고우측 4,5 수지의저린감은호 Fig. 1. Mass on right elbow posteromedial side. Fig. 2. The x-ray shows roundshape, large bony mass on medial side of distal humerus. www.handmicro.org 97
Archives of Hand and Microsurgery Vol. 24, No. 1, March 2019 Fig. 3. The computed tomography shows large multi-lobulated bony mass on medial side of distal humerus. A B C T2 T1 GD Fig. 4. (A) T2 weighted magnetic resonance imaging (MRI) show heterogenously intermediate signal intensity. (B) T1 weighted MRI show bright high signal intensity in the mass. (C) Gadolinium (GD) enhanced T1 imaged show heterogenous enhancement, relatively more enhancement in higher T2 signal intensity area. 전되었다. H&E 염색에서연골막 (perichondrium), 연골모, 골조직으로이루어진 3개의층을보였으며두터운연골모가둘러싸고있는소견을보여골연골종으로확진되었다 (Fig. 7). 고찰 주관증후군은외상, 활액막증식, 주관절의외반변형, 내반변형등의골변형에의해발생할수있으며드물게종양등의공간점유병소에의해발생할수있다 6. Lee 등 7 은말초신경에서발생하는가장흔한양성종양인신경초종에의한주관증후군을보고하였으며 Al-Najjim 등 8 은활액막연골종증으로인한주관증후군을보고하였다. 골연골종은대부분증상이없으나종양의크기와발생부위에따른합병증으로인하여증상이나타나는경우가있다. 변형, 관절기능이상, 골절, 악성변화등의골격계합병증이있으며혈관, 신경등이종양에의해눌려발생하 98 www.handmicro.org
Hyun Kyu Yu, et al. Cubital Tunnel Syndrome Caused by Osteochondroma Fig. 5. Ulnar nerve has thinned and compressed by osteochondroma. The osteochondroma was finded under the ulnar nerve and covered by cartilage cap. Fig. 6. Right elbow range of motion was improved compared to before surgery. 는 비골격계 합병증이 있다. 신경 압박 증상은 전체 골연 골종의 경우 활액막 연골종증(synovial chondromato- 골종 환자의 약 1% 미만에서 발생할 정도로 매우 드물다. sis)과 감별이 필요하다. 활액막 연골종증은 관절이나 점 9 Turan 등 은 대퇴 경부에 발생한 골연골종으로 인한 좌골 10 액낭 등의 활액막 결체 조직의 연골 화생(cartilaginous 신경 압박에 대하여 보고하였고, Demiroğlu 등 은 비골 metaplasia)으로 인해 다발성 연골 결절(multiple carti- 두와 근위부 경골 외측에 발생한 골연골종으로 인한 심비 laginous nodule)을 형성하는 질환이다. 활액막 연골종증 골신경 마비에 대하여 보고하였다. 은 영상의학적 검사에서 대부분 관절 내에 여러 개로 분리 골연골종은 가장 흔한 양성 골종양으로 주로 10-25세 된 유리체로 보이는 반면 골연골종은 연골모로 덮혀 있는 사이에 발생하나 성인에서도 드물게 발생할 수 있으며 대 골융기 소견을 보이며 피질골 및 골수강과 연결되어 있다. 개 장골의 골간단부에 발생하고 형태에 따라 유경성(pe- 조직학적 검사 소견에서도 활액막 연골종증은 침범된 활 dunculated)과 무경성(sessile)으로 나누어 진다. 본 증 액막의 비후와 함께 활액막 세포로 둘러 쌓인 연골 화생을 례에서처럼 골간단부가 아닌 관절에 가깝게 발생한 골연 보이는 반면 골연골종은 연골막, 연골모, 골조직으로 이루 www.handmicro.org 99
Archives of Hand and Microsurgery Vol. 24, No. 1, March 2019 ACKNOWLEDGEMENTS This paper was supported by Wonkwang University in 2018. REFERENCES Fig. 7. Histological section of an osteochondroma showing the three layers. White arrow: perichondrium, black arrow: cartilage cap, gray arrow: underlying bone (H&E stain, 100). 어진층을가지고있는것으로감별할수있다. 본증례는 관절내부보다는골단 - 골간단접합부 (epi-metaphyseal junction) 에발생하였으며피질골및골수강과연결된연 골모형태를보이고있었고조직학적검사에서골연골종에 합당한소견을보여무경성의골연골종으로확진하였다. 치료로는증상이없는단발성의골연골종의경우치료가 필요하지않으나주기적인단순영상검사를시행하여종괴 의변화여부를유심히확인해야한다. 통증, 관절운동제 한, 혈행장애, 신경증상등을유발하는경우와악성변화 를보이는경우수술적제거를고려한다. 수술적제거시 재발가능성을최소화하기위해연골모를포함한병변을 모두제거해야하며악성병변일경우병변제거만으로완 전한치료가될수없기에술후병리조직검사를시행하여 악성유무를확인해야한다. 주관증후군의치료시이차성원인으로인한주관증후 군을생각해야하며특히종양과같은공간점유병변을고 려해야한다. 종양병변중가장흔한결절종뿐만아니라 본증례와같은골연골종에의한증례도있기에신체진찰 및 CT 및 MRI 등의영상의학적검사를통한정확한술전 진단으로치료계획을결정하는것이중요하다. CONFLICTS OF INTEREST The authors have nothing to disclose. 1. Fernandez E, Pallini R, Lauretti L, Scogna A, La Marca F. Neurosurgery of the peripheral nervous system: cubital tunnel syndrome. Surg Neurol. 1998;50:83-5. 2. Heithoff SJ. Cubital tunnel syndrome does not require transposition of the ulnar nerve. J Hand Surg Am. 1999;24:898-905. 3. Kato H, Hirayama T, Minami A, Iwasaki N, Hirachi K. Cubital tunnel syndrome associated with medial elbow Ganglia and osteoarthritis of the elbow. J Bone Joint Surg Am. 2002;84:1413-9. 4. Herring JA. Benign musculoskeletal tumors. In: Herring JA, Tachdjian MO, editors. Tachdjian s pediatric orthopaedics. 3rd ed. Philadelphia: W. B. Saunders; 2002. 1901-53. 5. Rizzello G, Franceschi F, Meloni MC, et al. Para-articular osteochondroma of the knee. Arthroscopy. 2007;23:910. e1-4. 6. Szabo RM, Kwak C. Natural history and conservative management of cubital tunnel syndrome. Hand Clin. 2007;23:311-8, v-vi. 7. Lee HJ, Kim JS, Ra IH, Kim PT. Cubital tunnel syndrome caused by ulnar nerve schwannoma - a case report -. J Korean Soc Surg Hand. 2012;17:191-5. 8. Al-Najjim M, Mustafa A, Fenton C, Morapudi S, Waseem M. Giant solitary synovial osteochondromatosis of the elbow causing ulnar nerve neuropathy: a case report and review of literature. J Brachial Plex Peripher Nerve Inj. 2013;8:1. 9. Turan Ilica A, Yasar E, Tuba Sanal H, Duran C, Guvenc I. Sciatic nerve compression due to femoral neck osteochondroma: MDCT and MR findings. Clin Rheumatol. 2008;27:403-4. 10. Demiroğlu M, Özkan K, Kılıç B, Akçal A, Akkaya M, Özkan FÜ. Deep peroneal nerve palsy due to osteochondroma arising from fibular head and proximal lateral tibia. Int J Surg Case Rep. 2017;31:200-2. 100 www.handmicro.org
Hyun Kyu Yu, et al. Cubital Tunnel Syndrome Caused by Osteochondroma 골연골종에의한주관증후군 : 증례보고 유현규ㆍ강호민ㆍ강홍제 원광대학교의과대학정형외과학교실 주관증후군 (Cubital tunnel syndrome) 은주관절에서척골신경이압박되어발생하는압박성신경병증이다. 주관증후군은대부분특별한원인을알수없으나외상이나골변형등에의해발생할수있으며종양등의공간점유병소에의해발생하기도한다. 골연골종 (osteochondroma) 은흔한양성골종양으로주로장골의골간단부위에서발생한다. 그러나골연골종에의한신경압박증상은매우드물며그중주관절에서척골신경이압박되어발생하는주관증후군에대한보고는거의없다. 이에저자들은주관증후군증상을보이는 46세남자에서발견된골연골종을경험하였기에문헌고찰과함께보고하고자한다. 색인단어 : 주관증후군, 골연골종, 척골신경 접수일 2018 년 10 월 5 일수정일 1 차 : 2018 년 11 월 22 일, 2 차 : 2019 년 1 월 7 일게재확정일 2019 년 1 월 9 일교신저자강홍제 54538, 익산시무왕로 895, 원광대학교의과대학정형외과학교실 TEL 063-859-1360 FAX 063-852-9329 E-mail kanghongje@hanmail.net www.handmicro.org 101