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대한소화기내시경학회지 2007;34:329-333 십이지장과형성용종의 Dieulafoy 양병변에대한내시경적 Hemoclip 치료 1 예 서울적십자병원내과 박남선 송정훈 이은빈 강병국 진대호 안태홍 한윤주 이형석 A Case of Endoscopic Hemoclip Management of Dieulafoy-like Lesion on the Hyperplastic Polyp in the Duodenum Nam Seon Park, M.D., Jung Hoon Song, M.D., Eun Bin Lee, M.D., Byung Kook Kang, M.D., Dae Ho Jin, M.D., Tae Hong Ahn, M.D., Yoon Ju Han, M.D. and Hyung Suk Lee, M.D. Department of Internal Medicine, Seoul Red Cross Hospital, Seoul, Korea Dieulafoy 병변은위장관출혈의드문원인이며, 위장관출혈의 0.3~6.7% 로보고되고있다. 대부분의경우위식도접합부 6 cm 이내의위의근위부에서발생하고, 식도, 십이지장, 소장, 대장및직장내에서도드물게발견되는것으로보고되고있으며, 십이지장에서는십이지장구부가대부분을차지한다. 최근에는내시경치료술의발달로 hemoclip을이용하거나고무밴드결찰술을이용하여좋은치료효과를거두고있는데특히, hemoclip의경우십이지장과같이상대적으로장관벽이얇고내강이좁은경우에대해안전하고효과적인치료로보고되고있다. 저자들은흑색변과토혈을주소로내원한 47세남자환자에서십이지장제2부근위부의과형성용종위에발생한 Dieulafoy양병변을발견하고이를 hemoclip 요법을통해성공적으로지혈하였으며, 이와유사한 Dieulafoy양병변의보고가드물기에문헌고찰과함께이를보고하는바이다. 색인단어 : Dieulafoy 양병변, 내시경적 hemoclipping, 위장관출혈, 십이지장 서 Dieulafoy 병변은위장관출혈의드문원인이며, 위장관출혈의 0.3~6.7% 로보고되고있다. 1 1898년 Dieulafoy에의해처음소개된 Dieulafoy 출혈은비정상적으로큰점막하동맥이작은점막결손부위에서위장관내로노출되어발생한다. 2 대부분의경우위식도접합부 6 cm 이내의위의근위부에서발생하고, 식도, 십이지장, 소장, 대장및직장내에서도드물게발견되는것으로보고되고있으며, 3 십이지장에서는십이지장구부 론 접수 :2007 년 2 월 12 일, 승인 :2007 년 6 월 4 일연락처 : 이형석, 서울시종로구평동 164 번지우편번호 : 110-747, 서울적십자병원내과 Tel: 02-2002-8342, Fax: 02-2002-8347 E-mail: hsjslee@hanafos.com 가대부분을차지한다. 4 십이지장의 Dieulafoy 병변은 1988년처음으로보고되었으며, 빈도는낮으나 Dieulafoy 병변의 18% 를차지한다는보고도있다. 3 경우에따라서는대량의치명적인출혈과관련이있어사망을초래하지만, 최근에는내시경치료술의발달로 hemoclip을이용하거나고무밴드결찰술을이용하여좋은치료효과를거두고있다. 4 특히, hemoclip의경우십이지장과같이상대적으로장관벽이얇고내강이좁은경우에대해안전하고효과적인치료로보고되고있다. 3,5 저자들은흑색변과토혈을주소로내원한 47세남자환자에서십이지장제2부근위부의과형성용종위에발생한 Dieulafoy양병변을발견하고이를 hemoclip 요법을통해성공적으로지혈하였으며, 이와유사한 Dieulafoy양병변의보고가드물기에문헌고찰과함께이를보고하는바이다. 329

330 대한소화기내시경학회지 2007;34:329-333 증례 47세남자로 7일전부터시작된토혈과흑색변을주소로내원하였다. 과거력에서환자는만성알콜중독과알콜성간질환으로치료받은적이있었으며, 가족력에서특이소견은없었다. 입원당시혈압은 90/60 mmhg, 맥박수 100회 / 분, 호흡수 20회 / 분, 체온 36.0 o C였으며, 의식은명료했고급성병색소견을보였다. 두경부소견에서결막은창백하였으나공막황달은없었다. 흉부소견에서호흡음은깨끗하였고심음은규칙적이었으며, 심잡음은들리지않았다. 복부는편평하고부드러웠으며장음은정상이었고상복부에압통은있었으나 반발통은없었으며, 직장수지검사에서흑색변소견을보였다. 말초혈액검사에서백혈구 10,280/mm 3, 혈색소 8.4 g/ dl, 혈구백분율 28.1%, 혈소판은 50,000/mm 3 이었다. 혈청생화학검사에서총단백 5.8 g/dl, 알부민 3.7 g/dl, alkaline phosphatase 224 IU/L, γ-gtp 1,240 IU/L, LDH 656 IU/L, BUN 19.7 mg/dl, creatinine 0.7 mg/dl이었다. 흉부 X선검사소견은정상이었으며단순복부촬영에서도특별한이상소견은없었다. 내원당일시행한위내시경검사에서위전정부와체부에급성표면성위염과사마귀모양위염이관찰되었으며, 십이지장제2 근위부에약 10 mm의약간의발적및중앙함몰을동반한무경성용종이관찰되었다. 용 Figure 1. Endoscopic findings of duodenum. (A) An exposed blood oozing vessel on a sessile polyp is noted on the duodenal proximal 2nd portion. (B) After washing of bleeding site by normal saline, mucosal abnormality and ulceration are not found. Figure 2. Endoscopic findings of duodenum. Endoscopic hemoclipping is performed on the bleeding site. Figure 3. Endoscopic findings of duodenum. Forth days after endoscopic hemoclipping, previous endoscopic hemoclipping site shows no bleeding.

박남선외 : 십이지장과형성용종의 Dieulafoy 양병변에대한내시경적 Hemoclip 치료 1 예 331 Figure 4. Endoscopic findings of the duodenum. Twenty-two days after endoscopic hemoclipping, previous endoscopic hemoclip is not found and a hyperplastic polyp is seen. 종의중심에서약간바깥쪽에혈액이스며나오는돌출된혈관이관찰되었으며 (Fig. 1A), 생리식염수로씻어낸후출혈병소주위에점막이상소견이나궤양은관찰되지않았다 (Fig. 1B). 노출된혈관부위에 hemoclipping을시행하였으며 (Fig. 2), 4일후시행한추적내시경검사에서재출혈의소견은없었다 (Fig. 3). 환자는입원후 12일째퇴원하였으며외래관찰하면서 22일째에추적내시경검사시십이지장용종위에돌출된혈관은관찰되지않았으며, hemoclip은탈락되고과형성용종소견만보였다 (Fig. 4). 고 Dieulafoy 병변은 1884년 Gallard가처음으로보고한이래 1898년 Dieulafoy가 Exulceratio simplex' ( 단순위궤양 ) 로언급하면서이질환에대하여좀더자세히설명하였다. 이질환은주변의궤양이없이 1~3 mm의점막결손부위를통해비정상적으로확장된동맥이장내로돌출되어출혈하거나응고혈이붙어있는것을특징으로한다. Dieulafoy 병변은위장관출혈의드문원인이긴하지만대부분크기가작고단일병변인경우가많고, 6 상부위장관출혈의 0.3~6.7% 를차지하며치명적인대량출혈의위험성을갖고있다. 발생부위는위식도접합부 6 cm 이내의위저부와상부체부특히소만측에호발한다. 위장이외의병변으로는식도, 십이지장, 소장, 대장, 직장에서도드물게발생하며, 심 찰 지어기관지에서도비슷한병변이보고되고있는데 1 십이지장에서는십이지장구부가대부분을차지한다. 3 이러한병변분포의특성은혈관분포의해부학적인차이에기인되는것으로생각되는데, 위체부및위저부의위소만을따라서는좌위동맥으로부터직접기시하는직경이큰점막하층동맥이주행하는데반해위장의나머지부분은점막하층혈관총에서기시하는직경이보다작은점막하동맥이분포하고있으며, 4,7,8 십이지장의경우는끝동맥 (end artery) 에의해혈액공급을받기때문으로생각되고있다. 4 Dieulafoy 병변이선천성혈관의기형일것이라는보고 9 들이있으나최근에는심혈관계질환, 고혈압, 만성신부전, 당뇨병, 과도한알코올섭취, 소염진통제복용등의요인 4 들이혈관확장, 점막위축, 노화및심혈관계질환에따른허혈손상등의복합효과를통해선천적으로취약한혈관부위의파열에영향을미치는것으로알려져있다. 7 하지만유전또는가족력과는무관하다. 환자의연령분포는보고자마다차이는있지만모든연령에서발생할수있으나, 평균연령은 50세에서 70 세이고남자에서 2배정도흔하다. 4 임상증상으로는토혈, 혈변또는흑색변이다른전구증상인복통이나소화불량등의증상없이갑자기나타나며대량의출혈후일시적으로출혈이중단되었다가다시출혈을반복하는특징이있다. Dieulafoy 병변의진단은과거대부분수술이나부검에의한절제조직의병리학적소견에근거를두었지만연성내시경도입이후로대부분내시경에의해이루어지고있다. 신속한내시경검사가진단을위해가장중요하며제안된내시경진단기준은, 1) 정상주변점막을가지고 3 mm 이하의미세한점막결함으로부터활동성동맥출혈이있을경우, 2) 미세한점막결함에돌출된혈관이보이면서활동성출혈이있거나최근출혈의증거가있을때, 3) 미세한점막결함에응고혈액이부착되어있는경우이다. 10 치료방법으로과거에는외과적절제술이원칙이었으나, 현재에는내시경치료법의발달로인해 Dieulafoy 병변에서유발된출혈의일차적치료법으로내시경치료법이선택되고있다. 5,11,12 내시경치료법에는경화요법, 전기소작술, 레이저응고치료법, 고무밴드결찰술, hemoclipping, 순수알코올이나고장성식염수, 에피네프린혼합액국소주입요법및전열기탐침치료법등이있다. 하지만결찰요법과 hemoclip 요법이경화요법, 전기소작술, 전열기탐침치료법보다치료성공률이높은것으로알려지고있다. 2,13

332 대한소화기내시경학회지 2007;34:329-333 내시경결찰요법은노출된혈관을중심으로정확히결찰하면주위조직및노출혈관심층부까지함께결찰되어한번에손쉽게지혈을할수있다. 점막과점막하층이내에서결찰하므로천공의위험은낮으며, 출혈위치가내시경에접선방향으로위치하는경우에도시행될수있어주입요법이나 hemoclip 요법이실패한경우에도쉽게성공적으로사용될수있다. 11,14,15 단점으로는결찰에이용되는밴드의조기탈락으로인한재출혈의가능성과잔유혈관노출로인한추가치료와관찰이필요하며, 결찰된점막표면의궤양과조직의섬유화가발생할수있고, 내시경시야가애매한활동성출혈에서는시술에어려움이있다. 14 특히벽이얇은위근위부나십이지장의경우천공의가능성도고려해야한다. 5 내시경적 hemoclipping 요법은 Dieulafoy 병변같이크기가작고정상점막으로병변이들러싸여있는경우병변과정상점막을동시에, 또한점막고유층에서점막하층까지한번에노출된혈관을잡음으로써궤양이나천공의합병증없이효과적으로지혈할수있다. 또한응급수술이나동맥조영술을통한동맥색전술이필요한경우에 hemoclipping을표지자로사용될수있어일차적으로유용하게사용할수있으면서효과적이고안전한방법 14 이다. 단점은내시경의접근각이접선방향일경우시술에어려움이있으며, hemoclipping 후두번째 hemoclipping할때정확한위치선정이힘든경우가있다. 14 십이지장을포함한소장의경우처럼내강이좁고장관벽이상대적으로얇아천공의위험이높은경우내시경적 hemoclip 단독요법이에탄올주입법과의병합요법보다주입요법으로인한조직손상및괴사를줄일수있어천공또는궤양발생, 재출혈의위험성이낮은것으로인식되고있다. 3,5,15 과형성용종도위장관출혈과철결핍성빈혈을초래할수있으며, 이경우출혈은용종이뒤틀리거나굽어짐에따른혈관손상에의해발생하는것으로보고되고있으며, 16,17 활동성과형성용종출혈에대해내시경적밴드결찰술을통해용종의무혈성괴사를유도하여쉽고효과적이고안전하게제거한보고가있다. 18 본증례의경우십이지장의용종위에발생한 Dieulafoy양병변에대해내시경적밴드결찰술을통해용종자체를제거할수도있었으나우선응급으로지혈치료와용종에대한사전조직검사가필요하였고, 내강이좁고상대적으로장관벽이얇아과형성용종과 Dieulafoy양병변을충분히결찰하지못하거나밴드가빠질경우, 밴드탈락후잔유혈관에서대량으로재출혈될 가능성, 천공의위험등을고려하여비교적쉽고정확하게병변을잡을수있는 hemoclipping을시행하였다. 저자들은흑색변과토혈을주소로내원한 47세남자환자에서십이지장제2부근위부의과형성용종위에발생한 Dieulafoy양병변을발견하고이를 hemoclip 요법을통해성공적으로지혈하였으며, 이와유사한 Dieulafoy양병변의보고가드물기에문헌고찰과함께이를보고하는바이다. ABSTRACT Dieulafoy's lesion (DL) is an uncommon but important cause of massive upper gastrointestinal bleeding that has been reported to be involved in 0.3~6.7% of cases of major gastrointestinal bleeding. The lesion usually occurs in the lesser curvature of the stomach within 6 cm of the gastroesophageal junction. Similar lesions have also been observed in the esophagus, duodenum, small intestine, colon, and rectum. Most DLs encountered in the duodenum occur in the bulb. Recently, with the advances in endoscopic techniques, the successful management of DL has been achieved through the application of a hemoclip or elastic band ligation. In particular, the application of a hemoclip is considered to be a safe and effective treatment for DL located on a relatively narrow and thin walled canal such as the duodenum. We report the successful application of endoscopic hemoclipping for the treatment of a rare Dieulafoy-like lesion on a hyperplastic polyp in the 2nd portion of the duodenum. (Korean J Gastrointest Endosc 2007;34:329-333) Key Words: Dieulafoy-like lesion, Endoscopic hemoclipping, Gastrointestinal bleeding, Duodendum 참고문헌 1. Linhares MM, Filho BH, Schraibman V, et al. Dieulafoy lesion: endoscopic and surgical management. Surg Laparosc Endosc Percutan Tech 2006;16:1-3. 2. Mumtaz R, Shaukat M, Ramirez FC. Outcomes of endoscopic treatment of gastroduodenal Dieulafoy's lesion with rubber band ligation and thermal/injection therapy. J Clin Gastroenterol 2003;36:310-314. 3. Ibrarullah M, Wagholikar GD. Dieulafoy's lesion of duodenum: a case report. BMC Gastroenterol 2003;3:2. 4. Lee YT, Walmasley RS, Leong RW, Sung JJ. Dieulafoy's lesion. Gastrointest Endosc 2003;58:236-243.

박남선외 : 십이지장과형성용종의 Dieulafoy 양병변에대한내시경적 Hemoclip 치료 1 예 333 5. Sueoka N, Koizumi N, Inokuchi K, Wakabayashi I. Combined endoscopic clipping and ethanol injection for treatment of Dieulafoy's lesions in the duodenum. Gastrointest Endosc 1997;46:574-575. 6. Pathan NF, EI-Fanek H. A 70-year-old man with episodes of upper gastrointestinal bleeding. Dieulafoy lesion/malformation. Arch Pathol Lab Med 2006;130:e27-e29. 7. McGrath K, Mergener K, Branch S. Endoscopic band ligation of Diulafoy's lesion: report of two cases and review of the literature. Am J Gastroenterol 1999;94:1087-1090. 8. Veldhuyzen van Zanten SJ, Bartelsman JF, Schipper ME, Tytgat GN. Recurrent massive haematemesis from Dieulafoy vascular malformations-a review of 101 cases. Gut 1986; 27:213-222. 9. Womack NA. Blood flow through the stomach and duodenum. Clinical aspects. Am J Surg 1969;117:771-780. 10. Dy NM, Gostout CJ, Balm RK. Bleeding from the endoscopically-identified Dieulafoy lesion of the proximal small intestine and colon. Am J Gastroenterol 1995;90:108-111. 11. Park CH, Sohn YH, Lee WS, et al. The usefulness of endoscopic hemoclipping for bleeding Dieulafoy lesions. Endoscopy 2003;35:338-392. 12. Katsinelos P, Paroutoglou G, Mimidis K, et al. Endoscopic treatment and follow-up of gastrointestinal Dieulafoy's lesions. World J Gastroenterol 2005;14:6022-6026. 13. Chung IK, Kim EJ, Lee MS, et al. Bleeding Dieulafoy's lesions and the choice of endoscopic method: comparing the hemostatic efficacy of mechanical and injection methods. Gastrointest Endosc 2000;52:721-724. 14. Park CH, Joo YE, Kim HS, Choi SK, Rew JS, Kim SJ. A prospective, randomized trial of endoscopic band ligation versus endoscopic hemoclip placement for bleeding gastric Dieulafoy's lesions. Endoscopy 2004;36:667-681. 15. Nikolaidis N, Zezos P, Giouleme O, et al. Endoscopic band ligation of Dieulafoy-like lesions in the upper gastrointestinal tract. Endoscopy 2001;33:754-760. 16. Sobin LH. The histopathology of bleeding from polyps and carcinomas of the large intestine. Cancer 1985;55:577-581. 17. AI-Haddad M, Ward EM, Bouras EP. Raimondo M. Hyperplastic polyps of the gastric antrum in patients with gastrointestinal blood loss. Dig Dis Sci 2007;52:105-109. 18. Lo CC, Hsu PI, Lo GH, et al. Endoscopic banding ligation can effectively resect hyperplastic polyps of stomach. World J Gastroenterol 2003;9:2805-2808.