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주호 상
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1 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy Case Report 유문부 보존 췌십이지장 절제술 환자에서 발견이 어려웠던 가성동맥류를 내시경적 금속클립 유도하에 색전술을 시행한 1예 김용훈ㆍ권창일ㆍ주세경ㆍ김원희ㆍ빈홍건ㆍ김만득ㆍ황성규 CHA 의과학대학교 분당차병원 소화기센터 A Case of Successful Embolization with Superselection by Endoscopic Hemoclipping for Pseudoaneurysmal Bleeding in a Patient with Pylorus Preserving Pancreaticoduodenectomy Yong Hun Kim, M.D., Chang-Il Kwon, M.D., Sae Kyung Joo, M.D., Won Hee Kim, M.D., Hong Gern Bin, M.D., Man Deuk Kim, M.D. and Seong Gyu Hwang, M.D. Digestive Disease Center, CHA Bundang Medical Center, CHA University, Seongnam, Korea Arterial bleeding after pancreaticoduodenectomy is a very serious complication with high mortality. Therefore, early diagnosis and treatment is essential. In particular, early detection and immediate embolization can be effectively used for the delayed massive bleeding that occurs from a pseudoaneurysmal rupture. However, sometimes intermittent bleeding or a vessel spasm can cause the bleeding focus to remain unidentified in spite of repeated angiography. We experienced a case of successful embolization with superselection by endoscopic hemoclipping in a patient who underwent pylorus preserving pancreaticoduodenectomy, and the patient s bleeding focus was not found after repeated angiography. Endoscopic hemoclip application can be useful for localizing a pseudoaneurysmal rupture in patients with pancreaticoduodenectomy. (Korean J Gastrointest Endosc 2010;41:31-35) Key Words: Pseudoaneurysm, Pancreaticoduodenectomy, Hemoclip, Embolization 교신저자. 황성규 차의과학대학교 분당차병원 소화기 센터 ( ), 경기도 성남시 분당구 야탑동 351번지 전화: 팩스: 이메일: sghwang@cha.ac.kr 접수. 2009년 10월 14일 승인. 2010년 5월 11일 서론 췌십이지장 절제술은 바터씨 팽대부 주위에 생기는 여러 암 종들과, 만성췌장염에서 주로 시행되는 수술로 최근에는 수술로 인한 사망이 현저히 감소 추세를 보여 사망률은 5% 내외로 감 소하였으나 합병증의 발생율은 변화가 없어 현재에도 30 40% 정도로 알려져 있다. 1,2 췌장문합부의 누출과 수술 후 출혈은 수 술의 주요한 합병증으로, 특히 출혈에 의한 치사율은 20 50% 정도로 치명적이므로 조기발견과 이에 따른 지혈이 필수적이지 만 그 발현 시기가 다양하고 돌발적으로 발생하여 출혈의 예측 과 출혈부위의 파악이 어려워 적절한 조치가 지연될 수도 있 다. 3,4 지연성 출혈은 혈관에 대한 조작과 함께 문합부의 상태, 췌장관 문합부의 누출과 관련이 있고, 흔히 가성동맥류와 연관 성을 보인다고 알려져 있으며 대량 출혈로 발현하여 쇼크로 진 행할 수 있다. 5 따라서 수술 후 가성동맥류의 발생 및 출혈에 대한 예측, 조기 진단과 치료는 환자의 예후와 관련된 중요한 문제이다. 4 치료 내시경에 이용되는 금속 클립(hemoclip)은 점막 결손, 출혈성 궤양병변, 2 mm 이하의 동맥 출혈, 용종제거 부위, 게 실 등의 출혈에 주로 사용되나, 내시경 검사로 지혈되지 않는 출혈에 대한 색전술에서 정확한 위치 파악 및 원인 혈관을 쉽 게 찾기 위한 투시조영의 유도수단으로 방사선 불투과성 클립 이 이용될 수 있다. 6-8 저자들은 유문부 보존 췌십이지장 절제 술 환자에서 발생된 원인 미상의 위장관 출혈에 대해 수차례의 반복적 내시경 및 혈관조영술에서 출혈의 병소를 발견하지 못 Vol. 41, No. 1 July, 2010 (31-35) 31

D., Won Hee Kim, M.D., Hong Gern Bin, M.D., Man Deuk Kim, M.D. and Seong Gyu Hwang, M.D. Digestive Disease Center, CHA Bundang Medical Center, CHA University, Seongnam, Korea Arterial bleeding after pancreaticoduodenectomy is a very serious complication with high mortality.

2 하였으나 재출혈 시 내시경으로 출혈을 확인 하고 출혈 병소 주위에 시술된 금속 클립(hemoclip) 유도하에 혈관을 초선택 (superselection)하여 성공적인 색전술로 치료하여 문헌 고찰과 함께 보고한다. 증례 56세 여자가 4일 전 발생한 혈변을 주소로 내원 하였다. 과 거력에서 4개월 전 담관원위부 협착에 대해 악성종양 가능성이 있어 타병원에서 유문부 보존 췌십이지장 절제술을 받았으며 최종적으로 협착부위는 양성 협착으로 판명되었다. 그외 과거 력은 특이 사항 없었으며 가족력도 특이 사항 없었다. 내원 당 시 혈압은 100/60 mmhg, 맥박은 110회/분, 호흡은 19회/분, 체온은 36.2 o C로 활력징후는 불안정 하였다. 의식은 명료하였 으며 어지러움을 호소 하였고 급성병색을 보였다. 신체 검사에 서 결막은 창백하였으며 다른 소견은 보이지 않았다. 일반 혈 액 검사에서 백혈구 10,960/mm 3, 혈색소 3.9 g/dl 혈소판 167,000/mm 3 을 보였으며 생화학검사에서 AST/ALT 22/25 IU/L, alkaline phosphatase 248 IU/L, LDH 278 IU/L, γ-gtp 42 IU/L, 총단백 7.5 g/dl, 알부민 4.4 g/dl, BUN 16.7 mg/dl, creatinine 0.9 mg/dl이었다. 당시 응급실에서 시행한 복부 전 산화 단층 촬영에서 출혈부위는 관찰되지 않았다. 이어 시행한 상부위장관 내시경에서 유문부 아래로 공장 문합술이 되어 있 으며 위내부에 출혈 병소는 관찰되지 않았다(Fig. 1). 내원 2일 째 수혈 후 대장 내시경을 시행 하였으나 혈종과 선홍색 혈변 이 혼재하여 내시경을 중단 하였다. 이후 위장관 출혈 스캔 (gastrointestinal bleeding scan)을 시행 하였으나 출혈 병소를 발견 하지 못하여 혈관조영술 시행하였다(Fig. 2, 3). 혈관조영 술에서 복강동맥과 간동맥, 상장간막동맥, 하장간막동맥 조영 술을 차례로 하였고, 상장간막동맥의 중결장동맥, 우결장동맥, 회결장동맥과 창자동맥을 선택적으로 조영하였으나 출혈의 병 소는 발견되지 않았다. 내원 4일째 이후 환자는 추가적인 위장 관 출혈을 보이지 않아 장정결 후 대장내시경을 시행하여 전대 장을 관찰하였으나 출혈소견은 없었고 캡슐내시경 등의 추가 검사를 권유하였으나 거부하고 퇴원하였다. 퇴원 후 2일만에 환자는 선홍색의 혈변을 주소로 응급실로 내원 하였으며 응급 실에서 비위관을 통한 위세척 결과 소량의 혈종(old blood clot)이 관찰 되었다. 일반혈액 검사에서 혈색소가 퇴원 전 9.4 g/dl에서 6.2 g/dl로 감소 되었다. 응급내시경을 시행하였으며 위장내에 혈괴가 관찰되나 활동성 출혈은 없고 공장 문합부 아 래에서 선홍색의 혈액이 고여 있어 소장 출혈 의심하에 혈관 조영술을 시행하였으나 출혈의 병소는 확인하지 못하였다. 내 Figure 1. Endoscopic findings. (A) There is no evidence of gastric bleeding in initial endoscopy. (B) There is no evidence of small bowel bleeding in initial endoscopy. (C) At followup endoscopy, check valve-like blood spurting from pseudoaneurysm is seen at the afferent loop. (D) A hemoclip application is being done around active bleeding site. 32 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

2 o C로 활력징후는 불안정 하였다. 의식은 명료하였 으며 어지러움을 호소 하였고 급성병색을 보였다. 신체 검사에 서 결막은 창백하였으며 다른 소견은 보이지 않았다. 일반 혈 액 검사에서 백혈구 10,960/mm 3, 혈색소 3.

3 내시경적 금속클립 유도하에 색전술을 시행한 가성 동맥류 1예 Figure 2. G-I bleeding scans. 20 mci of Tc-99m RBC was intravenously injected and delayed static spot images of abdomen are obtained. It shows no definite abnormal focal hot uptake at 2 hour and 7 hour. Figure 3. Angiographic findings. (A) There is no evidence of bleeding of hepatic artery in initial angiographic finding. (B) A hemoclip (yellow arrow) is seen after endoscopic marking. (C) Some contrast leakage is seen around hemoclipping marking site which is located on just below common hepatic bifurcation. (D) Many coil embolizations are shown around the hemoclip (yellow arrow). 원 2일째 위내시경을 다시 시행 하였으며 분문부 하측의 공장 문합 부위 중 수입관 원위측에서 가성동맥류를 형성하는 노출 된 혈관이 관찰 되며 체크 밸브(check valve) 형태로 활동성 출혈이 관찰 되었다. 당시 심한 루프(loop) 형성 및 내시경 길 이 제약으로 인해 출혈 병소 주위에 위치 표시를 위한 금속 클 립을 부착하였다. 이후 곧바로 금속 클립을 단서로 해서 혈관 조영술을 다시 하였으며 상장간막동맥에서 이상 간동맥(aberrant hepatic artery)이 기시하는 부위에 금속클립(hemoclip)이 Vol. 41, No. 1 July, 2010 (31-35) 위치해 있으며 이상 간동맥의 좌우분지점 하방에 수동 주입 혈 관조영술(hand injection angiography)을 하여 뚜렷한 조영제 누출을 확인하였다. 추가적인 혈관조영술에서 측부 혈관이 잘 발달 되어 있는 것을 확인 하고 간동맥에 코일색전술(Tornado microcoil, Cook, Bloomington, IN. U.S.A)을 시행하였다(Fig. 3). 이후 환자는 추가적인 활동성 출혈을 보이지 않았으며 입 원 9일째 퇴원하여 현재 외래에서 추적 관찰 중이다. 33

(B) A hemoclip (yellow arrow) is seen after endoscopic marking. (C) Some contrast leakage is seen around hemoclipping marking site which is located on just below common hepatic bifurcation.

4 고찰 췌십이지장 절제술 후 발생하는 합병증 중 출혈은 대체로 5 10% 내외로 보고되고 있는 주요 합병증이다. 9 췌십이지장 절제 술 후 발생하는 출혈은 시기에 따라서 조기 출혈과 지연성 출 혈로 나누는데 대략 조기 출혈의 경우 5일 이내, 지연성 출혈 은 수술 후 2주 이상 경과한 다음 발생하는 출혈로 규정하고 있다. 9 이중 지연성 출혈은 수술 중 혈관조작, 문합부의 상태, 췌장관 문합부 누출, 복강내 농양 등의 이차적 복강상태와 관 련이 있으며, 일부가 복강내 내장 동맥에 발생한 가성 동맥류 에 의해서 발생하며 복강내 출혈과 위장관 출혈로 나타날 수 있다. 10 Her 등 9 은 췌십이지장절제술 후 발생한 출혈 환자의 18 예 중 8예가 가성동맥류로 나타났다고 보고하였다. 이러한 가 성동맥류출혈은 급속한 대량 출혈로 인해 쇼크로 진행하며 수 술적 사망률이 50%에 이른다. 3 기존 보고에 의하면 가성동맥류 의 위치는 간동맥, 복강동맥, 위십이지장 동맥에 주로 발생한 다. 11,12 Sato 등 13 은 췌십이지장 절제술 후에 장관 출혈이 의심 되면 조기에 혈관 조영술을 시행할 것을 주장 하였으나 유용성 에 대한 체계적인 연구는 이루어지지 않았다. 또한 Miura 등 14 은 췌십이지장 문합수술을 받은 15예 중 5예에서 컴퓨터 단층 촬영과 혈관조영술에서 출혈 병소를 확인 하지 못했다고 보고 하였으며 이는 출혈이 간헐적으로 이루어지거나 혈관의 연축 때문에 조영술에서 확인되지 않을 수 있다고 생각한다. 본 증 례처럼 가성동맥류에 의한 위장관 출혈이 발생할 경우 일차적 으로 내시경 관찰 및 지혈을 시도해 볼 수 있으나 출혈의 병소 를 확인 할 수 없거나 다량의 출혈이 동반된 경우 정확한 출혈 부위를 확인하기 어려울 수 있다. 또한 동맥 출혈은 대개 췌문 합부위에서 호발하기 때문에 내시경으로는 접근이 곤란한 부위 가 있을 수 있다. 13,16 혈관조영술은 가성동맥류의 정확한 발견 과 이에 따른 즉각적인 색전술을 할 수 있는 장점이 있다. 17 출 혈이 의심되는 경우 먼저 역동적 CT를 시행하고 가성동맥류가 의심되는 경우 혈관조영술을 시행하는 것이 일반적이다. 18 혈관 조영술에서 정확히 출혈병소가 확인 되면 지혈의 성공율은 높 다. 하지만 본 증례에서와 같이 심한 빈혈과 임상적으로 출혈 이 되는 상황에서 컴퓨터 단층 촬영과 반복적인 혈관조영술에 서도 출혈 부위가 확인 되지 않으나 지속적 출혈이 의심되는 경우 개복술을 고려하여야 하나, 19 출혈이 의심되는 부위를 내 시경을 이용해 금속 클립으로 표식을 해줄 수 있다면 출혈 병 소를 발견하고 초선택하여 색전술을 하는데 결정적인 역할을 할 수 있다. 위장관 출혈에서 내시경 소견은 폐쇄가 필요한 혈 관을 찾는데 중요한 가치가 있으며 혈관조영술에서 누출이 확 인 되지 않더라도 의심 혈관에 대한 색전술을 할 수 있다. 20,21 따라서 수술의 고위험군 환자에서 췌십이지장 절제술 후 발생 하는 장관 출혈이 해부학적 이유로 내시경 지혈술이 어렵고 혈 관조영술로 출혈 병소를 찾지 못할 때, 내시경 유도 하에 금속 클립을 출혈 의심부위를 표시해 둔다면 중재적 시술로 지혈의 성공율을 높일 수 있으며 이러한 시도가 고위험의 응급수술을 최소화 할 수 있을 것으로 생각된다. 요약 췌십이지장 절제술 후에 발생하는 동맥 출혈은 수술 후 발생 하는 주요한 합병증으로 출혈에 대한 조기 진단과 치료는 환자 의 예후와 관련된 중요한 문제이다. 이러한 동맥 출혈 중 가성 동맥류 파열에 의한 지연성 출혈은 조기에 혈관 조영을 통하여 색전술을 시도하지만 간헐적 출혈이나 혈관 연축 때문에 드물 게 출혈 병소가 확인되지 않을 수 있다. 저자들은 유문부 보존 췌십이지장 절제술 환자에서 반복적인 혈관조영술에서 발견이 어려웠던 가성동맥류를 내시경을 이용하여 출혈 병소 주위에 금속클립으로 표시를 한 후 성공적으로 병소를 발견하여 색전 술을 시행한 예를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고한다. 색인단어: 가성동맥류, 췌십이지장절제술, 금속클립, 색전술 참고문헌 1. Yeo CJ. Management of complications following pancreaticoduodenectomy. Surg Clin North Am 1995;75: Yeo CJ, Cameron JL, Sohn TA, et al. Six hundred fifty consecutive pancreaticoduodenectomies in the 1990s: pathology, complications, and outcomes. Ann Surg 1997;226: Rumstadt B, Schwab M, Korth P, Samman M, Trede M. Hemorrhage after pancreatoduodenectomy. Ann Surg 1998;227: Okuno A, Miyazaki M, Ito H, et al. Nonsurgical management of ruptured pseduoaneurysm in patients with hepatobiliary pancreatic disease. Am J Gastroenterol 2001;96: Sugimoto H, Kaneko T, Ishiguchi T, et al. Delayed rupture of a pseudoaneurysm following pancreatoduodenectomy: report of a case. Surg Today 2001;31: Chuttani R, Barkun A, Carpenter S, et al. Endoscopic clip application devices. Gastrointest Endosc 2006;63: Gölder S, Strotzer M, Grüne S, Zülke C, Schölmerich J, Messmann H. Combination of colonoscopy and clip applicatioin with angiography to mark vascular malformation in the small intestine. Endoscopy 2003;35: Weyman RL, Rao SS. A novel clinical application for endoscopic mucosal clipping. Gastrointest Endosc 1999;49: Her KH, Kim SW, Yoon YS, et al. Hemorrhage following pancreatoduodenectomy. J Korean Surg Soc 2002;62: Moon HJ, Chang WY, Heo JS, Choi SH, Joh JW, Kim YI. Pseudoaneurysm after Pancreaticoduodenectomy Related with Delayed Massive Hemorrhages. J Korean Surg Soc 2002;63: Aranha GV, O Neil S, Borge MA. Successful nonoperative management of bleeding hepatic artery pseudoaneurysm follo- 34 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

10 Her 등 9 은 췌십이지장절제술 후 발생한 출혈 환자의 18 예 중 8예가 가성동맥류로 나타났다고 보고하였다. 이러한 가 성동맥류출혈은 급속한 대량 출혈로 인해 쇼크로 진행하며 수 술적 사망률이 50%에 이른다. 3 기존 보고에 의하면 가성동맥류 의 위치는 간동맥, 복강동맥, 위십이지장 동맥에 주로 발생한 다.

5 wing pancreaticoduodenectomy. Dig Surg 1999;16: Mori K, Murata S, Yoshioka H, et al. Transcatheter embolization of celiac artery pseudoaneurysm following pancreaticoduodenectomy for pancreatic cancer: a case report. Acta Radiol 1998;39: Sato N, Yamaguchi K, Shimizu S, et al. Coil embolization of bleeding visceral pseudoaneurysms following pancreatectomy: the importance of early angiography. Arch Surg 1998;133: Miura F, Asano T, Amano H, et al. Management of postoperative arterial hemorrhage after pancreato-biliary surgery according to the site of bleeding: re-laparotomy or interventional radiology. J Hepatobiliary Pancreat Surg 2009;16: van Berge Henegouwen MI, Allema JH, van Gulik TM, Verbeek PC, Obertop H, Gouma DJ. Delayed massive haemorrhage after pancreatic and biliary surgery. Br J Surg 1995; 82: Tien YW, Lee PH, Yang CY, Ho MC, Chiu YF. Risk factors of massive bleeding related to pancreatic leak after pancreaticoduodenectomy. J Am Coll Surg 2005;201: Vujic I. Vascular complications of pancreatitis. Radiol Clin North Am 1989;27: Otah E, Cushin BJ, Rozenblit GN, Neff R, Otah KE, Cooperman AM. Visceral artery pseudoaneurysms following pancreatoduodenectomy. Arch Surg 2002;137: Yoshida T, Matsumoto T, Morii Y, et al. Delayed massive intraperitoneal hemorrhage after pancreatoduodenectomy. Int Surg 1998;83: Loffroy R, Guiu B, Cercueil JP, et al. Refractory bleeding from gastroduodenal ulcers: arterial embolization in high-operativerisk patients. J Clin Gastroenterol 2008;42: Toyoda H, Nakano S, Takeda I, et al. Transcatheter arterial embolization for massive bleeding from duodenal ulcers not controlled by endoscopic hemostasis. Endoscopy 1995;27: Vol. 41, No. 1 July, 2010 (31-35) 35

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노영남

노영남 Purpose: Delayed massive hemorrhages from pseudoaneurysm rupture of the peripancreatic large arteries, after pancreaticoduodenectomy, are fatal. We reviewed the clinical course and outcome of bleeding