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경숙 호
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1 대한내과학회지 : 제 70 권부록 2 호 2006 Coil embolization으로치유된십이지장 Dieulafoy 병변출혈 1예 대구파티마병원내과, 창원파티마병원진단방사선과 2, 내과 3 정승욱 손혁수 김준형 2 장성훈 3 이주형 3 박종호 3 주연호 3 =Abstract= A case of duodenal Dieulafoy's lesion treated with coil embolization Seung-Wook Jung, M.D., Hyuk-Soo Son, M.D., Jun-Hyung Kim, M.D. 2, Seong-Hoon Jang, M.D. 3, Joo-Hyung Lee, M.D. 3, Jong-Ho Park, M.D. 3 and Yeon-Ho Joo, M.D. 3 Department of Internal Medicine, Fatima Hospital, Daegu, Korea; Departments of Radiology 2 and Internal Medicine 3, Changwon Fatima Hospital, Changwon, Korea Dieulafoy's lesions are unusual cause of massive, sometimes fatal gastrointestinal bleeding, reported to be % of cases of major gastrointestinal bleeding. Severe bleeding from rupture of an exposed submucosal artery is typically found in the stomach within 6 cm of the gastroesophageal junction. Similar lesions have also been described throughout the gastrointestinal tract. The diagnosis and treatment can be made by endoscopy, angiography, laparoscopy, or laparotomy. We experienced a rare case of bleeding from the duodenal Dieulafoy's lesion with pseudoaneurysm. Coil embolization was performed successfully. We report this case with a review of the literature.(korean J Med 70:S118-S122, 2006) Key Words : Pseudoaneurysm, Embolization, Duodenal Dieulafoy's lesion 서론 Dieulafoy 병변은상부위장관출혈의약 1~2% 에서발견되는비교적드문질환으로작은점막결손부위를통해비정상적인점막하동맥이노출및파열되어대량의위장관출혈을야기하며일반적으로진단하기가어렵다 1, 2). 대부분의병변부위는식도위접합부 6 cm 이내의위근위부소만에서발생하지만, 식도, 십이지장, 소장, 대장및직장등전소화관에서관찰되는것으로보고되고있다. 내시경적시술이발달하기전에는사망률이매우 접수 : 2005년 1월 27일 통과 : 2005년 8월 2일 교신저자 : 주연호, 창원시명서동 212, 창원파티마병원내과 ( ) jyhyhj@chollian.net 높아수술적치료가주된치료방법이었다 2). 그러나현재에는에탄올주입법, 경화요법, 전기소작술, 레이저응고법, 고무밴드결찰술, hemoclipping기법등다양한내시경적지혈술의발달로 80~90% 의높은치료성공률을보이고있다 3). 하지만가성동맥류 (pseudoaneurysm) 를형성할정도의크기가큰 Dieulafoy 병변에대한치료는잘정립되어있지않다. 저자들은가성동맥류를동반한십이지장 Dieulafoy 병변출혈 1예를 coil embolization으로치유하였기에문헌고찰과함께보고하는바이다. -S 118 -

- 정승욱외 6 인 : Coil embolization 으로치유된십이지장 Dieulafoy 병변출혈 1 예 - Figure 1. Upper GI endoscopy shows 1.5 cm sized banana shaped Dieulafoy's lesion at duodenal bulb portion.

현병력 : 간농양및담도폐색으로경피경간담관배농술을시행받고입원도중갑자기발생한토혈및혈변으로상부위장관내시경검사와치료를시행하였다. 진찰소견 : 혈압 70/40 mmhg, 맥박 76회 / 분, 체온 36.6 이었으며의식은명료하였다. 검사실소견 : 혈색소 6.7 g/dl, 적혈구용적 19.

흉부 X-선및단순복부 X-선, 심전도검사에특이한이상소견은발견되지않았다. 상부위장관내시경소견 : 위체부및전정부에다량의선홍색혈액이관찰되었으며, 십이지장구부에출혈을동반한약 1.0 cm 정도의바나나모양으로돌출된혈관이관찰되었으며 ( 그림 1), 기저부에궤양은관찰되지않았다. Figure 2. Celiac angiogram shows 1.

2 - 정승욱외 6 인 : Coil embolization 으로치유된십이지장 Dieulafoy 병변출혈 1 예 - Figure 1. Upper GI endoscopy shows 1.5 cm sized banana shaped Dieulafoy's lesion at duodenal bulb portion. 증례환자 : 남자 68세주소 : 토혈및혈변과거력 : Klatskin's tumor로내원 2년전간구역절제술및간공장문합술을시행받음. 사회력 : 15갑년의흡연력과주 4~5회소주 2~3병을 50년정도마신음주력. 가족력 : 특이소견없음. 현병력 : 간농양및담도폐색으로경피경간담관배농술을시행받고입원도중갑자기발생한토혈및혈변으로상부위장관내시경검사와치료를시행하였다. 진찰소견 : 혈압 70/40 mmhg, 맥박 76회 / 분, 체온 36.6 이었으며의식은명료하였다. 검사실소견 : 혈색소 6.7 g/dl, 적혈구용적 19.7% 로감소되었고, 백혈구는 7,500/mm 3, 혈소판은 117,000/ mm 3 이었다. AST 37 IU/L, ALT 10 IU/L, ALP 218 IU/L, 총단백 7.0 g/dl, 알부민 2.5 g/dl, 총빌리루빈 4.8 mg/dl, LDH 241 IU/L이었으며, BUN 10.2 mg/dl, Cr 0.7 mg/dl 이었다. 흉부 X-선및단순복부 X-선, 심전도검사에특이한이상소견은발견되지않았다. 상부위장관내시경소견 : 위체부및전정부에다량의선홍색혈액이관찰되었으며, 십이지장구부에출혈을동반한약 1.0 cm 정도의바나나모양으로돌출된혈관이관찰되었으며 ( 그림 1), 기저부에궤양은관찰되지않았다. Figure 2. Celiac angiogram shows 1.5 cm sized pseudoaneurysm at proximal portion of gastroduodenal artery. Figure 3. The angiogram after microcoil embolization doesn't show any aneurysmal sac. 치료및경과 : Dieulafoy병변주위에 1:10,000 epinephrine 30 cc 주입 1일후시행한내시경에서소량의재출혈이지속되고있었으며내시경적치료가위험하다는판단하에 coil embolization을시행하였다. 동맥조영술에서위십이지장동맥근위부에 1.5 cm 크 -S 119 -

- 대한내과학회지 : 제 70 권부록 2 호 2006 - Figure 4. Follow up endoscopy shows edematous mucosa with protruded microcoil at previous Dieulafoy's lesion.

3 - 대한내과학회지 : 제 70 권부록 2 호 Figure 4. Follow up endoscopy shows edematous mucosa with protruded microcoil at previous Dieulafoy's lesion. 기의가성동맥류가있었으며 ( 그림 2) 이동맥류성낭 (aneurysmal sac) 하부에서위십이지장동맥원위부가나가고있었다. 혈관조영술상동정맥기형 (arteriovenous malformation) 에서보이는 nidus 및조기정맥환류 (early venous drainage) 소견이관찰되지않았으며, 또한수술력및병력으로보아진성동맥류 (true aneurysm) 보다는궤양, 수술등의이차적원인으로인한가성동맥류가능성이더높아보였다. 5F catheter (RH catheter, Cook, Milwaukee, WI, USA) 와 2.4F microcatheter (Pro-great microcatheter, Terumo, Tokyo, Japan) 로위십이지장동맥원위부를초선택적혈관조영술 (superselective angiography) 후 microcoil (Vortex coil, Boston Scientific, Natick, MA, USA) 14 개를사용하여동맥류성낭과위십이지장동맥에동맥색전술을시행하였다. 동맥색전술후시행한동맥조영술에서동맥류성낭은전혀보이지않았다 ( 그림 3). 5일후시행한내시경검사에서미란을동반한점막의부종소견이관찰되었으며십이지장내강으로돌출된 microcoil을확인할수있었다 ( 그림 4). 환자는동맥색전술후재출혈없이 23일째에퇴원하였다. 고찰 Dieulafoy 병변은상부위장관출혈의약 1~2% 를차지하는드문원인으로대량출혈의위험성을가지고있다. 1898년 Dieulafoy가대량의상부위장관출혈로사 망한 3예의환자에서부식된위동맥을발견하여소화성궤양에의한것으로추측하여 Exulceratio simplex ( 단순위궤양 ) 로언급하면서특징지어진질환이다 4). 이후 Dieulafoy's ulcer, Dieulafoy's vascular malformation 2), caliber persistent artery 5), cirsoid aneurysm 6) 등다양한명칭으로불리었으나최근에는주로 Dieulafoy's lesion 이라고불린다 7). Dieulafoy 병변은비정상적인위점막하동맥이작은점막결손부위를통해파열되는질환으로내시경소견으로는 2~5 mm 정도의경계가명확한점막결손부위에돌출된혈관이나부착된혈전이관찰되며주위점막은정상으로관찰된다. 발생부위는위식도접합부 6 cm 이내의위저부와상부체부소만측에호발하며위장이외식도, 십이지장, 소장, 대장, 직장에서도드물게발생한다 2). 177예의상부위장관 Dieulafoy 병변을분석한연구에의하면출혈부위가위장내에서는 98% 가위장근위부에위치하며이들중 67% 는위체부, 25% 는기저부에위치하였으며, 십이지장및공장에병변이발견되는경우는각각 4예, 3예였다 8). 이러한병변분포특성은위체부및위기저부의점막하동맥은위의소만을따라주행하는좌위동맥에서직접분지되는반면, 위의다른부분은직경이작은점막하혈관총에서분지되기때문이다 2). 하지만병리학적분석에서는점막하동맥의직경은정상과차이가없었고, 단지점막근판부위의점막하동맥의직경이의미있게굵었다고했다 5). 결국 Dieulafoy 병변은점막하동맥이구불구불주행중에점막근판과만나는부위에서직경이비정상적으로확장되어있는중점막의작은미란이나, 혹은점막의손상없이압박에의한괴사로혈관이노출되어다량의출혈을유발하는것으로생각된다 9). 임상증상으로는일반적으로전구증상없이갑작스런토혈, 혈변또는흑색변이나타나며대량의출혈후일시적으로출혈이중단되었다가재출혈을일으키는빈도가높다. 출혈량이많기때문에혈액량감소성쇼크와심혈관계이상을빈번하게초래하기도한다. 흡연, 음주, 소염진통제등의약물복용및스트레스등이유발인자가될수있으나대부분특별한소화기증세없이다량의위장관출혈을일으킨다. 진단및치료는최근에는대부분내시경을통해이루어진다. 다량의혈액이나혈괴의저류로인하여초기내시경검사에서병변을발견하지못하는경우도있을수 -S 120 -

4 - 정승욱외 6 인 : Coil embolization 으로치유된십이지장 Dieulafoy 병변출혈 1 예 - 있으며반복적인내시경검사를해야하는경우도있다 8). 치료방법으로는과거에는외과적절제술이원칙이었으나 1990년이후의논문들에서는내시경적치료가우선시도되며이의실패시에수술적치료나혈관조영술을통한치료가시행되고있다 1, 8, 10). 내시경적치료의방법은전기소작술, 지혈제주사법, 레이저응고술, 전극탐침자, hemoclipping 기법, 고무밴드결찰술, 경화요법등이있으며치료성공률은 82~100% 로보고되고있다 9, 11). 4명의십이지장 Dieulafoy 병변을수술적으로치료한최초의논문이 1988년발표되었으며 6), 내시경적으로치료한논문은 1990년에발표되었다 12). 국내에서도 hemoclipping으로치료한십이지장 Dieulafoy 병변 1예에대한보고가있다 13). 십이지장을포함한소장은내강이좁고장관벽이상대적으로얇기때문에고무밴드결찰술은천공의위험이크므로 hemoclipping 또는에탄올주입이더적절할것으로여겨진다 9, 13). 본증례에서와같이십이지장점막하층에위치한가성동맥류에서유래한커다란 Dieulafoy 병변은문헌고찰로찾을수없었다. 하지만크기가 1 cm에달하는노출혈관에대해서는내시경적치료가적절치않다고보이며이런경우에동맥조영술을통한색전술이가장타당한치료법으로생각된다. 동맥조영술은내시경검사에비해진단율은높지않으나, 내시경검사에서출혈병소를찾을수없거나환자의상태가급속히나빠질때또한내시경적치료실패의경우에시행하여수술의빈도를낮출수있다. 이러한동맥조영술및색전술은너무근위부를색전하면측부혈행으로인하여효과적인색전이이루어지지않고너무장점막가까이의원위부를색전하는경우에는장관의허혈이나경색이발생하므로유의하여야한다. 이전에광범위한수술을받았거나심한동맥경화가있는경우에는동맥문합에손상이있을수있으므로색전치료시유의하여야한다 14). 177명의 Dieulafoy 병변환자중 11예에서동맥조영술로출혈의위치를확인할수있었으며이중 4명에서젤폼으로색전술을시행하였고, 3 명에서지혈에성공하였다 8). 하지만 Dieulafoy 병변에대한동맥색전술의효과는아직불분명하여효과가없었다는보고도있다 15). 아마도말단동맥 (end artery) 으로이루어진십이지장의독특한혈관구조가본증례와같은병변을형성하는데기여하였을것으로생각된다 16). 저자들은내시경적치료가위험할것으로판단되는커다란십이지장 Dieulafoy 병변에대해동맥조영술을 시행하여위십이지장동맥에서기시한 1.5 cm 크기의가성동맥류가십이지장관강내로돌출되어생겼음을확인하였다. Coil embolization 후에효과적인지혈이되었고추적내시경검사에서십이지장내강으로돌출된 microcoil을관찰하였다. Dieulafoy 병변의크기가클수록내시경적치료의위험성이커질수있으므로동맥조영술 이나수술적치료등이고려되어야할것이다. 요약 Dieulafoy 병변은치명적일수있는대량출혈을유발하며, 현재는내시경시술의발달과더불어 Dieulafoy 병변에서유발된출혈의일차적치료로내시경적치료법이선택되고있기는하지만내시경적치료가어려운위치이거나크기가큰경우에는선택적동맥색전술이이용되기도한다. 저자들은가성동맥류에서돌출된 1.0 cm 크기의십이지장내 Dieulafoy 병변을확인하고선택적동맥색전술으로치료하였기에보고하는바이다. 중심단어 : 가성동맥류, 동맥색전술, 십이지장 Dieulafoy 병변 REFERENCES 1) Lin HJ, Lee FY, Tsai YT, Lee SD, Lee CH, Kang WM. Therapeutic endoscopy for Dieulafoy's disease. J Clin Gastroenterol 11: , ) Veldhuyzen van Zanten SJ, Bartelsman JF, Schipper ME, Tytgat GN. Recurrent massive haematemesis from Dieulafoy vascular malformation: a review of 101 cases. Gut 27: , ) Brown GR, Harford WV, Jones WF. Endoscopic band ligation of an actively bleeding Dieulafoy lesion. Gastrointest Endosc 40: , ) Dieulafoy G. Exulceratio simplex. L'intervention chirugicale dans les hematemeses foudroyantes consecutives a l'exulceration simple de l'estomac. Bull Acad Med 49:49-84, ) Miko TL, Thomazy VA. The caliber persistent artery of the stomach: a unifying approach to gastric aneurysm, Dieulafoy's lesion, and submucosal arterial malfomation. Hum Pathol 19: , ) McClave SA, Goldschmid S, Cunningham JT, Boyd WP Jr. Dieulafoy's cirsoid aneurysm of the duodenum. Dig Dis Sci 33: , ) Juler GL, Labitzke HG, Lamb R, Allen R. The pathogenesis of Dieulafoy's gastric erosion. Am J Gastroenterol 79: , S 121 -

5 - 대한내과학회지 : 제 70 권부록 2 호 ) Reilly HF 3rd, al-kawas FH. Dieulafoy's lesion: diagnosis and management. Dig Dis Sci 36: , ) 정을조, 배용목, 김광하, 허정, 허정호, 주형준, 강대환, 송근암, 조몽, 양웅석. Dieulafoy 유사병변의임상양상및내시경적고무밴드결찰술의효과. 대한소화기내시경학회지 24: , ) Durham JD, Kumpe DA, Rothbarth LJ, van Stiegmann G. Dieulafoy disease: arteriographic findings and treatment. Radiology 174: , ) Baettig B, Haecki W, Lammer F, Jost R. Dieulafoy disease: endoscopic treatment and follow up. Gut 34: , ) Goldenberg SP, DeLuca VA Jr, Marignani P. Endoscopic treatment of Dieulafoy's lesion of the duodenum. Am J Gastroenterol 85: , ) 박해동, 엄정섭, 김만조, 김수현, 김성민, 조미애, 송동주, 최세림, 박희승, 최성호. 내시경적으로지혈치료한십이지장 Dieulafoy's 병변에서의출혈 1 예. 대한소화기내시경학회지 25: , ) Ledermann HP, Schoch E, Jost R, Decurtins M, Zollikofer CL. Superselective coil embolization in acute gastrointestinal hemorrhage: personal experience in 10 patients and review of the literature. J Vasc Interv Radiol 9: , ) Schmulewitz N, Baillie J. Dieulafoy lesions: a review of 6 years of experience at a tertiary referral center. Am J Gastroenterol 96: , ) Womack NA. Blood flow through the stomach and duodenum: clinical aspects. Am J Surg 117: , S 122 -

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untitled 대한소아소화기영양학회지 : 제 14 권제 4 호 2011 http://dx.doi.org/10.5223/kjpgn.2011.14.4.393 증례 신생아에서발생한위 Dieulafoy 병변의내시경적헤모클립법치료 1 예 충남대학교의학전문대학원소아과학교실 이용욱ㆍ신지혜ㆍ장미영ㆍ김재영 Endoscopic Hemoclipping Treatment for Gastric