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아현 방
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1 CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2011;54(6): doi: /KJOG pissn eissn ULTRASONOGRAPHIC FOLLOW-UP OF INVOLUTING PLACENTA IN ADVANCED ABDOMINAL PREGNANCY DIAGNOSED BY MAGNETIC RESONANCE IMAGING Jin-Young Choi, MD, Ji-Hyun Lim, MD, Hye-In Sung, MD, Yong Gu Kim, MD, Eun-Hwan Jeong, MD Department of Obstetrics and Gynecology, Chungbuk National University Hospital; Medical Research Institute, Chungbuk National University, Cheongju, Korea We successfully treated a case of advanced abdominal pregnancy which was diagnosed with ultrasonography and magnetic resonance imaging in a woman of 20th week of pregnancy who did not receive any prenatal care. It is advisable to leave the placenta in situ because removing the placenta may be associated with severe hemorrhage. Furthermore, identification of uterine wall around the fetus and the placenta is very important in diagnosing abdominal pregnancy. Keywords: Abdominal pregnancy; Magnetic resonance imaging 자궁외임신은자궁내막에착상이되지않고자궁내막이외의장소에착상이되는것으로난관임신이대부분이며난소, 자궁각, 자궁경부, 복강내에도발생할수있다. Atrash 등 [1] 에따르면복강임신은출생 100,000건당 1건, 자궁외임신 1,000건당 9.2건으로매우드물지만, 모성사망률및이환율이난관자궁외임신보다 7.7배, 자궁내임신보다 90 배높다고보고될만큼위험한자궁외임신이다. 임신 20주를기준으로그이하를조기복강임신, 그이후를진행된복강임신으로분류하는데복강임신중진행된복강임신은출생 25,000건당 1건으로보고된바있다 [2]. 우리나라에서는복강임신에대한통계가연구되어보고된것은없으며발표된증례를살펴보면 50여개가넘게보고되어있다. 대부분이초기복강임신이며진행된복강임신은모두 18개로이중 60년대부터 70년대까지 11증례, 80년대 6증례, 90년대이후로는 1개의증례가보고되었다 [3]. 진행된복강임신의경우모두복강임신을모르는상태에서개복술후에복강임신이진단되었다. 복강임신의경우수술후태반의처리가중요한문제이며태반이분리되면대량출혈의위험성이높으므로태반의제거가어려울경우그대로남겨두고서서히퇴축되도록기대하는것이추천된다 [2]. 저자들은임신 20주경의복강임신을자기공명영상으로수술전에확진하고개복수술시행후에잔류태반을초음파로추적검사하였기에보고하고자한다. 환자 : 안 O 옥, 29 세 출산력 : 결혼 : 유직업 : 가정주부가족력및과거력 : 본인 (B형간염보균자), 어머니 ( 간경화 ) 주호소 : 무월경 5개월에태동과간헐적인복부통증이생겨개인병원을방문했는데, 태아가잘안보인다며자궁외임신일가능성이있다고하며본원으로전원되었다. 월경력 : 월경주기는매우불규칙적이며지속시간은 6일, 양은정상범위였고최종월경일은 2010년 2월중으로날짜는불분명하였다. 현병력 : 평소에월경주기가매우불규칙하여임신한것을모르고지내다가, 태동이느껴져 2010년 7월 9일개인병원산부인과를방문하였다. 개인병원에서임신 20주경으로추정되며양수량거의없고태반이아 Received: Revised: Accepted: Corresponding author: Eun-Hwan Jeong, MD Department of Obstetrics and Gynecology, Chungbuk National University College of Medicine, 52 Naesudong-ro, Heungduk-gu, Cheongju , Korea Tel: , Fax: jeongmed@chungbuk.ac.kr This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License ( by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. Copyright Korean Society of Obstetrics and Gynecology 308

2 Jin-Young Choi, et al. Ultrasonography of involuting placenta in advanced abdominal pregnancy diagnosed by MRI Fig. 1. Transabdominal ultrasonography shows empty uterus (white arrow), extrauterine placenta (PL) and fetal head (F). A B C D Fig. 2. T2 weighted magnetic resonance imaging shows empty uterus (thin arrow), extrauterine placenta (thick arrow) and the fetus (black arrow). (A) and (B) Axial images. (C) Sagital image. (D) Coronal image

KJOG Vol. 54, No. 6, 2011 A B Fig. 3. (A) Omental band strangulates the fetal neck (thick arrow). (B) Omentum attached to the right fetal shoulder (thin arrow) and anterior chest (white arrow).

이학적소견 : 입원시혈압은 110/60 mm Hg, 맥박은 78회, 호흡수는분당 20회, 체온은섭씨 36.4 o C였다. 신장은 165 cm, 체중은 51.7 kg이었다. 검사소견 : 혈색소치가 11.5 g/dl, 백혈구수가 8,500/uL, 헤마토크리트수치는 33.5% 였고, HBsAg은양성, HBsAb는음성, 매독검사가양성이었다.

태아주변에는고여있는양수가없는상태로복벽과위장관에밀접하여있어양막이파열된것으로판단하였다 (Fig. 2). 수술소견 : 전신마취하에하복부를 Cherney 방식으로절개하여개복하여복막을열어보니, 수술전에예측한대로양막이파열된채로태아의몸통과함께탯줄이관찰되었고자궁은어른주먹보다조금더커져있었다.

3 KJOG Vol. 54, No. 6, 2011 A B Fig. 3. (A) Omental band strangulates the fetal neck (thick arrow). (B) Omentum attached to the right fetal shoulder (thin arrow) and anterior chest (white arrow). 래에있다며큰병원의진료를권유받았고, 이후간헐적인복통을호소하며본원외래를방문하였다. 외래에서질식초음파검사만시행하고거대한포상기태가의심되어수술을위해입원시켰는데입원실에서재차초음파검사를시행하면서복부초음파를시행하여자궁밖복강내에태아가있는것을발견하였다 (Fig. 1). 태반위치에대한정확한평가와복강임신의확진을위해복부골반자기공명영상을촬영하였다. 이학적소견 : 입원시혈압은 110/60 mm Hg, 맥박은 78회, 호흡수는분당 20회, 체온은섭씨 36.4 o C였다. 신장은 165 cm, 체중은 51.7 kg이었다. 검사소견 : 혈색소치가 11.5 g/dl, 백혈구수가 8,500/uL, 헤마토크리트수치는 33.5% 였고, HBsAg은양성, HBsAb는음성, 매독검사가양성이었다. 혈청 b-hcg는 21,500 miu/ml이었다. 심전도검사와흉부방사선검사는정상이었다. 복부골반자기공명영상촬영에서자궁은 mm 크기로커져있었으며, 자궁내강에는아무것도들어있지않고내막은 20 mm 정도로두꺼워져있었다. 자궁뒤편에태반이 mm 크기의덩어리로뭉쳐있으며, 태아는태반과상당한거리로떨어져상복부에횡위로위치하였다. 태아주변에는고여있는양수가없는상태로복벽과위장관에밀접하여있어양막이파열된것으로판단하였다 (Fig. 2). 수술소견 : 전신마취하에하복부를 Cherney 방식으로절개하여개복하여복막을열어보니, 수술전에예측한대로양막이파열된채로태아의몸통과함께탯줄이관찰되었고자궁은어른주먹보다조금더커져있었다. 태아는여아로생존한상태였지만, 자발적인움직임이거의없었고복강밖으로꺼내보니끈처럼늘어진대망의한자락이태아의목을감아조르고있었다. 또한대망이태아의오른쪽어깨와앞가슴에유착되어있고, 태아의좌측상완부의피부에심한부종이있었다 (Fig. 3). 태아의머리엉덩길이는수술자손의한뼘남짓하였고, 좌측발목은내반족이었다. 태반은자궁상방뒤편으로자궁과는분리되어있었으며후 Fig. 4. Involuting placenta ( mm) still remains in the posterior cul-de sac on 110th postoperative day. The placenta was mm in size before operation. UT, uterus; PL, placenta. 더글라스와부근에부착되어있었다. 탯줄을태반에최대한가깝게자르고태아를만출시켰다. 태반을조심스럽게촉지하여부착부위를확인하였으며출혈이없는것을확인한후, 태반을분리시키지않고그대로두고수술을마쳤다. 수술후경과 : 수술후활력징후는정상이었으며수술직후혈색소치는 9.5 g/dl, 수술후 2일째혈색소치는 9.4 g/dl이었다. 수술후 4일째까지침상안정한후 5일째부터거동을시작하였으며 4일째시행한혈청 b-hcg는 15,400 miu/ml으로감소하였다. 수술전에간헐적으로있던복부통증은수술후소실되었다. 수술후 10일째시행한초음파에서태반의크기는 mm였으며후더글라스와에소량의액체저류가보였다. 환자는특별한합병증없이수술후 11일째퇴원하였다. 퇴원후추적검사 : 수술후 18일째시행한혈청 b-hcg는 1,636 miu/ 310

4 Jin-Young Choi, et al. Ultrasonography of involuting placenta in advanced abdominal pregnancy diagnosed by MRI ml으로감소되어있었다. 수술후 50일에시행한초음파에서남아있는태반의크기는 mm이었고수술후 110일에시행한초음파에서남아있는태반의크기는 mm였다 (Fig. 4). 이후정기적인추적검사를계획하였으나환자의개인적인사정으로추적초음파검사는중단된상태이며전화문의를통해수술후 260일까지특이한합병증없이잘지내고있음을확인하였다. 초음파검사가시행되기전의문헌에보고된모든증례를통해알수있듯이, 초음파검사가임상에서쓰이기전에는복강임신을수술전에진단하는것은거의불가능하였다. 초기복강임신은파열성난관임신처럼심한혈복강의형태로나타나개복수술을한후에야복강임신임을확인할수있었고, 진행성복강임신도유도분만의무반응, 태아곤란증, 혈복강등의사유로개복수술을했다가우연히발견할수있었다. 초음파검사가시행되면서과거에비해진행성복강임신의증례도급속히감소하였는데, 이는임신초기에초음파검사를하면서조기복강임신을미리다발견하여치료해버렸기때문으로여겨진다. 복강임신은임신초기에진단이되지않아진행성으로발전되면수술과정에서태반의완전제거가어렵고대량출혈및장기손상의위험이증가한다. 따라서복강임신을임신초기에진단하고처치하는것이합병증을예방하는데중요하다 [4]. 간혹진행성복강임신이수술로우연히발견되는경우는본증례처럼환자가산전진찰을전혀받지않았거나, 산전진찰을했지만초음파검사를전혀하지않았거나, 혹은초음파검사를했으되태아와자궁혹은주위장기와의관계를연관하여관찰하지않아놓쳐버린경우일것이다. 본증례의경우에도외래에서질식초음파검사만시행해서상복부에위치해있는태아를발견하지못하였다. 다행히입원실에서복부초음파검사를포함하여재차초음파검사를시행하면서복강임신을쉽게진단할수있었다. 복강임신의진단에는초음파검사가중요한역할을하지만검사자의경험과숙련도에따라차이가있으며복강임신의 25% 는초음파검사에서발견하지못한다는보고가있다. 특히임신 1기가지난경우진단의오류가높아진다 [1,5]. 따라서환자가가지고있는복강임신의위험인자나임상증상의병력청취, 이학적검사와함께초음파검사를통한의심이진단에중요하다. 평소에산모에대한초음파검사를할때에는반드시태아나태반을둘러싸고있는자궁벽의존재를확인하는것이무엇보다도중요하다. 진행성복강임신의경우에는태아뿐만아니라태아의심박동이관찰된다고하여자궁벽의존재를확인하지않는바람에복강임신의진단을놓칠수있음을간과해서는안된다. 초음파검사를통해복강임신이의심될때자기공명영상을촬영함으로써더정확한진단을내릴수있다. Harris 등 [6] 은전치태반과자궁근종들과의감별진단이어려울수도있다고주장하는데, 역시자궁벽을유심히관찰함으로써감별할수있다 (Fig. 2). 복강임신을진단하는데는복강임신의위험인자, 증상등을병력을통해확인하는것이매우유용하다. 복강임신의위험인자로는보조생식술, 이전의골반염, 자궁내막증, 자궁내장치삽입등이있으며복통, 오심, 구토, 질출혈등의증상과함께복부압통, 이상태위, 자궁경관전위, 숙화되지않은자궁경관등의이학적소견이나타난다고알려져있다 [2,4,7]. 복강임신의초음파검사소견으로는태아가자궁밖에보이며태아와방광사이에자궁벽이보이지않고, 태아부위가모체복벽과가까이있거나비정상적인태위, 태향과자궁밖에서태반조직이보이는것, 양수과소증등이다 [8,9]. 자기공명영상은다면영상을제공하고연부조직영상이뛰어나복강임신의진단과태반위치의식별에유용하다. 본증례에서는알려진위험인자가없었으나간헐적인복부통증을호소하였고초음파검사에서태아가횡위이면서심장박동이있었고양수가고인공간이보이지않았으며, 태아가자궁과분리되어있고자궁뒤쪽에서태반조직이보이는소견으로진행된복강임신을진단하였다. 그러나, 초음파검사만으로는태반과주변조직과의연관성이나태반부착부의위치와상태등을확인하는데는상당한제한점이있다. 따라서태반과주변조직과의위치관계에대한자세한평가를위해자기공명영상촬영을시행하였다. 자기공명영상에서는골반강과자궁의후상방에골반을가득채우는거대한연부조직의태반이있으며, 태반위쪽으로상당한거리를두고횡위의태아가있으면서위장관및복벽과접해있었다. 이를근거로양막이파열된진행성복강임신으로진단할수있었다. 이렇게개복술전에복강임신을진단함으로써태아만출후태반의처리에대해서미리계획할수있었고대량출혈에대비한혈액의준비와혈관의확보도해놓을수있었다. Hage 등 [10] 은복강임신이진단된시기까지잘유지되고모체에위험한소견이없다면태아의생존능력이있을때까지기다렸다가개복수술을하자고주장하였다. 그러나진행된복강임신에서태아의생존율이 20-40% 정도로보고되었으며주산기태아치명률이 95%, 선천성기형은 20-40% 정도로보고된바있다. 또한대량출혈, 폐부종, 장, 방광, 복벽이나질의폐쇄나천공등의합병증으로인한산모의치명률도높아져대부분의경우진단즉시개복수술을하는것이좋을것으로여겨진다 [4,5,7]. 본증례는산전진찰을한번도받지않은상태로임신 20주경에처음으로복강임신이진단되었고자기공명영상에서양막이파열되어태아가복강내로빠져나간상태를확인했기때문에태아의생존가능성이없어즉각적인개복술을결정하는데어려움이없었다. 개복수술을시행하여태아를꺼내고나면태반의처리가중요한문제가된다. 정상적인자궁내임신의경우는태아및태반만출후자궁이강력하게수축하면서태반부착부의혈관이압박되어지혈이되는데, 복강임신의경우에는태반부착부의혈관을압박할수있는근육의수축이없기때문에잘못판단하여태반을분리시켰다가는대량출혈을야기할수있다. 적은출혈로써태반을완전히제거할수있다면가장좋겠지만대량출혈이예상되거나태반을완전히제거하기힘든상황이라면태반에손상을주지말고최대한태반가까이에서탯줄을자른후태반을남겨두는것이좋다 [2]. 이렇게태반을남겨둔경우지속적인복통, 농양형성, 전신감염, 이차적인출혈등이있을수있으며복강내유착이나장 311

5 KJOG Vol. 54, No. 6, 2011 폐쇄같은장기적인합병증도발생할수있다. 남겨둔태반을빨리퇴축시키기위해 methotrexate를사용하기도하였으나빠른속도로파괴된복강내의괴사태반조직이세균이자랄수있는배지역할을하게될수있어추천되지않는다 [7,11]. 이렇게태반을그대로남겨둔환자는합병증에대한위험때문에정기적인추적검사가필요하며합병증의주요원인은남겨진태반이므로남겨진태반의추적검사가중요하다. 태반의기저혈류가태반의구조적, 기능적변화의흐름을반영함을이용한 Valenzano 등 [12] 의연구에서는태반기능의완전한소진과태반퇴축현상의안정화에는태아의제거후대략 50일정도가걸리며, 혈청 b-hcg 수치도이시기에정상화되었다. 혈청 b-hcg 수치의감소는남겨진태반의기능적변화, 부피감소와의미있게연관있지만혈청 b-hcg 수치의정상화가곧남겨진태반의완전한퇴축을의미하는것은아니다 [12]. 따라서남겨진태반의추적검사에는혈청 b-hcg 수치측정과초음파검사를같이하는것이좋을것으로생각된다. 특별한처치없이 b-hcg와초음파검사로추적하면서태반이흡수되기를기다리게되는경우 Belfar 등 [13] 의연구에서합병증없이 5.5년까지퇴축이계속되어작은부피로남아있다고보고되었으며 Cetinkaya 등 [14] 의연구에서도특별한합병증없이 1년뒤초음파검사에서태반부피의 83% 가퇴축되어줄어들었다고보고하였다. Valenzano 등 [12] 의연구에서는처음 6-8개월동안에처음부피의 1/3까지줄어들고이후 5년뒤까지아주서서히줄어들어 19 ml 정도의작은부피로남아있었다. 본증례에서는수술후 10일째측정한태반의크기가 mm, 수술후 110일에시행한초음파에서남아있는태반의크기는 mm로수술후 10일째에비해 32% 정도감소하였다. 수술전 21,500 miu/ml였던혈청 b-hcg는수술후 18일째에 1,636 miu/ml까지감소되어있었다. 수술직후출혈예방을위해 4일동안침상안정하면서수술후 7일동안항생제를쓴것외에는특별한처치를하지않았고환자는수술후한달정도까지의간헐적인복통호소외에는특이한합병증이없었다. 이후정기적인추적검사를계획하고환자에게병원을방문하도록여러차례요청하였으나개인적인사정으로인해방문하지않아더이상의추적초음파검사를하지못해안타깝지만전화통화를하여수술후 260일까지특이한합병증없이잘지내고있음을확인하였다. 저자들은진행된복강임신환자를수술하기전에초음파검사및자기공명영상으로미리확진하고진단즉시개복술을시행하였으며, 태반을복강내에그대로남겨둔채초음파로추적검사를하며완치하였기에간단한문헌고찰과함께보고하는바이다. 복강임신은임신초기에진단하여적절한치료를하는것이중요하며, 진행성복강임신의진단을놓치지않기위해서는초음파검사를할때태아및태반을둘러싸고있는자궁벽의존재를확인하는것이중요하다는점을강조하고싶다. References 1. Atrash HK, Friede A, Hogue CJ. Abdominal pregnancy in the United States: frequency and maternal mortality. Obstet Gynecol 1987;69: Martin JN Jr, McCaul JF 4th. Emergent management of abdominal pregnancy. Clin Obstet Gynecol 1990;33: Kang IS, Jin KS, Hong JG, Heo JY, Kim SB. A case of abdominal pregnancy. Korean J Obstet Gynecol 1995;38: Costa SD, Presley J, Bastert G. Advanced abdominal pregnancy. Obstet Gynecol Surv 1991;46: Weiss RE, Stone NN. Persistent maternal hydronephrosis after intra-abdominal pregnancy. J Urol 1994;152: Harris MB, Angtuaco T, Frazier CN, Mattison DR. Diagnosis of a viable abdominal pregnancy by magnetic resonance imaging. Am J Obstet Gynecol 1988;159: Rahman MS, Al-Suleiman SA, Rahman J, Al-Sibai MH. Advanced abdominal pregnancy: observations in 10 cases. Obstet Gynecol 1982;59: Akhan O, Cekirge S, Senaati S, Besim A. Sonographic diagnosis of an abdominal ectopic pregnancy. AJR Am J Roentgenol 1990;155: Alexander MC, Horger EO 3rd. Early diagnosis of abdominal pregnancy by ultrasound. J Clin Ultrasound 1983;11: Hage ML, Wall LL, Killam A. Expectant management of abdominal pregnancy. A report of two cases. J Reprod Med 1988;33: Martin JN Jr, Sessums JK, Martin RW, Pryor JA, Morrison JC. Abdominal pregnancy: current concepts of management. Obstet Gynecol 1988;71: Valenzano M, Nicoletti L, Odicino F, Cocuccio S, Lorenzi P, Ragni N. Five-year follow-up of placental involution after abdominal pregnancy. J Clin Ultrasound 2003;31: Belfar HL, Kurtz AB, Wapner RJ. Long-term follow-up after removal of an abdominal pregnancy: ultrasound evaluation of the involuting placenta. J Ultrasound Med 1986;5: Cetinkaya MB, Kokcu A, Alper T. Follow up of the regression of the placenta left in situ in an advanced abdominal pregnancy using the Cavalieri method. J Obstet Gynaecol Res 2005;31:

6 Jin-Young Choi, et al. Ultrasonography of involuting placenta in advanced abdominal pregnancy diagnosed by MRI 자기공명영상으로확진한임신 20 주경의진행성복강임신환자에서수술후잔류태반의초음파추적검사 충북대학교병원산부인과, 충북대학교의학연구소최진영, 임지현, 성혜인, 김용구, 정은환 산전진찰을한번도받지않던임신 20주경의산모에서초음파검사와자기공명영상으로수술전에복강임신을진단하고성공적으로치료하였다. 진행성복강임신을수술할때에는태반의제거시에대량출혈의위험성이높으므로태반을억지로분리하지말고남겨두는것이좋다. 또한, 진행성복강임신의진단을놓치지않기위해서는초음파검사를할때태아및태반을둘러싸고있는자궁벽의존재를확인하는것이중요하다. 중심단어 : 복강임신, 자기공명영상 313

<3031302DC1F5B7CA28C1B6B5BFC8DE2DB1E8BFB5B6F5293831322D3831362E696E6464>

<3031302DC1F5B7CA28C1B6B5BFC8DE2DB1E8BFB5B6F5293831322D3831362E696E6464> CASE REPORT Korean J Obstet Gynecol 2011;54(12):812-816 http://dx.doi.org/10.5468/kjog.2011.54.12.812 pissn 2233-5188 eissn 2233-5196 SUCCESSFUL MANAGEMENT OF ABDOMINAL PREGNANCY IMPLANTED ON POSTERIOR