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혁 공
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1 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy Case Report 내시경적제거가가능한직장점막하병변으로오인한자궁내막증 1 예 정승규ㆍ이석호ㆍ손범석ㆍ이창균ㆍ이태훈ㆍ정일권ㆍ김선주ㆍ이지혜 * 순천향대학교의과대학천안병원내과학교실, * 병리학교실 Rectal Endometriosis That Is Difficult to Differentiate from Endoscopically Resectable Subepitherial Lesion Seung Kyu Chung, M.D., Suck-Ho Lee, M.D., Bum Suk Son, M.D., Chang Kyun Lee, M.D., Tae Hoon Lee, M.D., Il-Kwun Chung, M.D., Sun-Joo Kim, M.D. and Ji-Hye Lee, M.D.* Departments of Internal Medecine and *Pathology, Cheonan Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine, Cheonan, Korea Endometriosis occurs most frequently in the intestine. In the pelvic organs intestinal endometriosis presents with various symptoms and endoscopic findings. If an asymptomatic submucosal lesion is found in the sigmoid colon or rectum of reproductive women, a differential diagnosis should be done. Owing to advancements in endoscopic therapy, endoscopic excision has been attempted for various subepithelial lesions. To successfully do an endoscopic excision, accurate diagnosis should be obtained through diagnostic tests such as endoscopic ultrasonography prior to excision. Here the authors report a case of rectal endometriosis in an asymptomatic woman of reproductive age. They attempted endoscopic resection based on the endoscopic finding that the subepithelial lesion was limited to the submucosal layer in endoscopic ultrasonography. This conclusion turned out to be a mistaken one. Because of tumor adhesion to the proper muscular layer, we failed to successfully conduct an endoscopic excision. Ultimately, we did surgery and diagnosed rectal endometriosis. (Korean J Gastrointest Endosc 2010;41: ) Key Words: Endometriosis, Subepitherial lesion, Endoscopic ultrasonography, Endoscopic resection 교신저자. 이석호순천향대학교의과대학천안병원내과학교실 ( ), 충남천안시봉명동 전화 : 팩스 : 이메일 : ygun99@hanmail.net 접수 년 4 월 14 일승인 년 8 월 7 일 서론자궁내막증은자궁내막조직이자궁이외의장소에발생하여성장증식및출혈등을유발하는질환으로가임기여성의 15% 정도에서발생할수있다. 1 대부분의경우는골반장기에서발생하지만이를제외하면장관, 특히구불결장과직장에서호발하는것으로알려져있으며약 5 10% 의빈도를보인다. 2 대장내시경검사로는다른점막하병변과의감별이어려우며내시경초음파에서는주로 4번째층에서기원하는저음영의종괴로관찰되는것으로알려져있다. 3 최근점막하병변에대한내시경점막하절제술의보고가늘어나고있으며내시경초음 파에서점막하층이나고유근층의표층에국한된병변이주대상이된다. 4-6 저자들은내시경초음파에서점막하층에국한된점막하병변으로오인되어내시경적점막하절제술을시도하였으나종괴의고유근육층유착으로실패후수술적절제로자궁내막증으로최종진단된 1예를보고한다. 증례 39세여자가개인병원에서건강검진목적으로시행한대장내시경에서발견된직장의점막하병변의검사를위하여전원되었다. 과거력과가족력에서특이소견은없었다. 생리주기, 양, 통증정도는일반적이었고 2차례의제왕절개력이있었다. Vol. 41, No. 5 November, 2010 ( ) 319

내시경적 제거가 가능한 직장 점막하 병변으로 오인한 자궁내막증 1예 정승규 외 생체징후는 안정적이었으며 복부 진찰 소견에서도 특이소견은 3 없었다. 검사실 검사에서 백혈구 4,730개/mm 혈색소 10.5 g/dl, 적혈구 용적 33.4% ESR 37 mm/hr이었으며 CEA, CA-125 등 종양표지자도 상승 하지 않았다.

점막하층에 위치하면서 비균질 음영을 보이는 섬유종, 육아 종, 비정형형 유암종 등의 가능성을 염두에 두고 점막하 병변 의 조직학적 확진과 제거를 위해서 내시경 점막하 절제술을 시 도하였으나 고유근층과 점막하 병변의 심한 유착으로 절제가 Figure 1. Colonoscopic finding. About 2.

점막하 병변과 주변 장기와의 관련 을 보기위해 복부 CT를 시행 하였고 약 2.0 cm 크기의 직장의 점막하 병변이 관찰 되었으며 이와 인접하여 좌측 난소에서도 약 4 4 cm 크기의 자궁내막증으로 의심되는 종괴가 관찰되어 직장의 점막하 병변 역시 자궁내막증으로 예측 할 수 있었다 (Fig. 4).

Further dissection with IT-knife could not be done due to adhesion between subepitherial lesion and the proper muscle layer. Figure 2. Endoscopic ultrasonography findings.

2 내시경적 제거가 가능한 직장 점막하 병변으로 오인한 자궁내막증 1예 정승규 외 생체징후는 안정적이었으며 복부 진찰 소견에서도 특이소견은 3 없었다. 검사실 검사에서 백혈구 4,730개/mm 혈색소 10.5 g/dl, 적혈구 용적 33.4% ESR 37 mm/hr이었으며 CEA, CA-125 등 종양표지자도 상승 하지 않았다. 대장내시경에서 직 장후벽의 약 2.5 cm 크기의 정상적인 점막을 가지며 조직겸자 로 압박시 단단한 느낌의 점막하 병변으로 관찰되었다(Fig. 1). 점막하 병변의 감별을 위해 시행한 내시경 초음파에서는 주로 점막하층에 위치하는 직경 약 2.4 cm의 비균질한 초음파 음영 의 점막하 병변으로 관찰되었다(Fig. 2A). 점막하층에 위치하면서 비균질 음영을 보이는 섬유종, 육아 종, 비정형형 유암종 등의 가능성을 염두에 두고 점막하 병변 의 조직학적 확진과 제거를 위해서 내시경 점막하 절제술을 시 도하였으나 고유근층과 점막하 병변의 심한 유착으로 절제가 Figure 1. Colonoscopic finding. About 2.5 cm sized submucosal tumor like lesion was seen on the rectum. 불가하였다(Fig. 3). 절제 실패 후 내시경 초음파의 비디오 녹 화본의 재검토를 시행하였고 대부분의 병변은 점막하층에서 관 찰되지만 병변의 저부에서 고유근층과의 연결 및 장막층의 관 통이 의심되었다(Fig. 2B). 점막하 병변과 주변 장기와의 관련 을 보기위해 복부 CT를 시행 하였고 약 2.0 cm 크기의 직장의 점막하 병변이 관찰 되었으며 이와 인접하여 좌측 난소에서도 약 4 4 cm 크기의 자궁내막증으로 의심되는 종괴가 관찰되어 직장의 점막하 병변 역시 자궁내막증으로 예측 할 수 있었다 (Fig. 4). 점막하 종양의 진단과 치료를 위해 복강경하 직장 부 분 절제술과 좌측 난관-난소 절제술을 시행하였다. 직장의 점 막하 병변은 경계가 불분명하고 점막하층에서 장막하층까지 침 Figure 3. Endoscopic submucosal dissection. Further dissection with IT-knife could not be done due to adhesion between subepitherial lesion and the proper muscle layer. Figure 2. Endoscopic ultrasonography findings. (A) A well-demarcated heteroechoic ovoid mass is located mainly in the submucosa. (B) Heterogenous echoic lesion, mainly located in the submucosa, is penetrating the muscularis propria and serosa and extending into the pelvic cavity (arrow). 320 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

내시경적 제거가 가능한 직장 점막하 병변으로 오인한 자궁내막증 1예 정승규 외 범하고 있었으며, 조직소견상 자궁내막의 샘과 기질이 산재하 고 있어 자궁내막증으로 진단할 수 있었다(Fig. 5). 좌측 난소 의 종괴 역시 전형적인 자궁내막증의 소견을 보였다.

Abdominopelvic CT finding. A well defined 2 cm sized submucosal tumor on the rectum (arrow) and 4 4 cm sized left ovarian mass (arrow head). 박리술을 통하여 절제가 가능해 졌다.

일반적으로 점막하층 이내에 국한된 병변만이 내시경적 치료의 적응이 되므로 치료 방침의 결정에 7 가장 중요한 검사법은 내시경 초음파가 된다. 본 증례에서도 무증상의 검진 내시경에서 발견된 직장의 점 막하 병변에 대하여 내시경 초음파를 시행 후 점막하층의 병변 으로 판단하여 내시경적 절제술을 시도하였다.

3 내시경적 제거가 가능한 직장 점막하 병변으로 오인한 자궁내막증 1예 정승규 외 범하고 있었으며, 조직소견상 자궁내막의 샘과 기질이 산재하 고 있어 자궁내막증으로 진단할 수 있었다(Fig. 5). 좌측 난소 의 종괴 역시 전형적인 자궁내막증의 소견을 보였다. 수술 이 후 별다른 합병증 없이 호전 되어 퇴원 후 외래에서 성선자극 호르몬제(gonadotropin releasing hormone agonist)를 투여 하 며 관찰 중이다. 고찰 최근 내시경적 술기가 발전함에 따라 과거 수술적 치료를 요 하던 많은 질환들이 내시경 점막 절제술 혹은 내시경 점막하 Figure 4. Abdominopelvic CT finding. A well defined 2 cm sized submucosal tumor on the rectum (arrow) and 4 4 cm sized left ovarian mass (arrow head). 박리술을 통하여 절제가 가능해 졌다. 하지만 이러한 내시경적 절제술은 점막하 용액 주입 후 점막하층의 중앙 부위 혹은 고 유근층의 상부에서 절제가 이루어지므로 위장관의 점막 병변이 주 대상이 된다. 점막하 병변 치료의 선택은 병변의 위치가 중요한 판단 기준이 된다. 일반적으로 점막하층 이내에 국한된 병변만이 내시경적 치료의 적응이 되므로 치료 방침의 결정에 7 가장 중요한 검사법은 내시경 초음파가 된다. 본 증례에서도 무증상의 검진 내시경에서 발견된 직장의 점 막하 병변에 대하여 내시경 초음파를 시행 후 점막하층의 병변 으로 판단하여 내시경적 절제술을 시도하였다. 하지만 저자들 은 이러한 과정에서 2가지의 중요한 오류를 범하였다. 첫번째 의 오류는 가임기의 여성에서 구불결장이나 직장에서 발견되는 점막하 병변에서는 자궁내막증이 드물지 않은 원인이라는 점이 다. 장관은 골반장기를 제외하면 가장 흔한 자궁내막증의 발생 장소이며 이 중 대부분은 구불결장과 직장에 위치하기 때문이 1,2 다. 자궁내막증의 병태 생리를 고려하면 생리 주기와 관련된 직장 출혈이나 통증 등이 발생할 것으로 예상할 수 있지만 다 8 수의 환자에서는 무증상을 보일 수 있다. 또한 이러한 장관의 자궁내막증은 내시경에서 다양한 소견을 보일 수 있다. 즉 악 성 종양을 의심할 수 있는 점막의 궤양성 병변, 협착성 병변, 단순 용종의 형태 등 다양한 내시경적 소견을 보이며 드물지 9,10 않게 점막하 병변 형태의 자궁내막증을 보고하고 있다. 두번째의 오류는 내시경 초음파 판독의 오류이다. 본 증례의 경우 내시경 초음파에서 대부분의 병변은 점막하층에서 관찰되 고 있다. 하지만 비디오 재판독 과정에서 고유근층과 장막하층 으로의 연결을 발견할 수 있었으며 이러한 소견은 수술 후 병 리 소견과 일치한다. 내시경 초음파의 특성상 스캔되는 방향과 Figure 5. Gross and histologic findings of the rectum. (A) A poorly defined fibrotic mass ( cm) is demonstrated in the submucosa and the muscularis propria. (B) Higher magnification shows the irregular arrangement of the glands surrounded by endometrial stroma (H&E stain, 200). Vol. 41, No. 5 November, 2010 ( ) 321

4 내시경적제거가가능한직장점막하병변으로오인한자궁내막증 1 예정승규외 위치에따라판독의오류를가져올수있다. 본증례와같이주병변은점막하층에위치하지만일부에서고유근층과의연결을가질경우스캔위치에따라점막하층에국한된병변으로의판단오류가발생할수있는것이다. 적어도 1년이상의경험을가진 10명의초음파내시경의를대상으로 20개병변의판독을비교한한연구에서는외부압박, 낭종성병변, 지방종에서의내시경초음파의진단일치율은높았지만그외의병변에서는상대적으로낮았으며경험의정도가판독에가장중요한요소라고보고하였다. 11 내시경점막하병변형태의자궁내막증의초음파소견은주로고유근층에위치하며점막하층이나장막하층으로확장되는형태를가지게된다. 내부는저음영, 등음영, 혹은비균질성음영등으로다양하게나타날수있으며이는생리주기에따른자궁샘종의증식에따른것으로설명되고있다. 12 본증례에서는비균질성초음파음영을보였으며이는육아종이나일부섬유종혹은비정형유암종등과의감별이요구된다. 결국점막하병변형태의자궁내막증발생의가능성을간과하였고내시경초음파판독의오류가더해져무리한내시경점막하박리술을시도하게되었다. 최근고유근층에위치한점막하병변에대한내시경점막하박리술의보고가증가하고있지만 4,5 이는대부분상부위장관에국한되어있으며상대적으로장관의벽이얇아서천공의가능성이큰하부위장관에서는점막하층에국한된유암종에대한치료에국한된보고가많다. 6 주병변이고유근층이라는자궁내막증의병태생리와천공의가능성이높고천공시대부분수술적치료가필요한하부위장관의특징을고려할때자궁내막증으로술전진단이가능하다면내시경적치료의적응증은될수없을것으로생각된다. 다수의보고에서본증례와같은점막하병변형태의자궁내막증의진단에가장중요한검사는내시경초음파로 90% 이상의민감도와특이도를보고하였다 또한이와동반되어시행되는내시경초음파유도하세침흡인술의조직학적진단률또한높게보고하였다. 하지만이러한보고들에서는이미골반장기내자궁내막증을진단받은환자에서병변의침습정도를알기위하여행해진검사가대부분이며장관내병변만을발견한경우위장관간질종양등으로오인되었다가수술로진단된경우또한보고되고있다. 일부보고에서는자궁내막증의내시경초음파진단에서고유근층에서기원한경우민감도가 76% 로높은데비해점막하층에서기원하는경우민감도는 66% 로고유근층에서기원한경우보다점막하층에서기원한경우가진단이더어려운것으로보고하였다. 12 내시경초음파검사외에바륨관장술, 전산화단층촬영, 자기공명촬영등이진단에도움을줄수있으며이중자기공명촬영이가장민감도가높은검사법으로알려져있다. 15 하지만이러한영상검사는진단에있어제한적이며복강경하생검혹은절제가가장확실한진단방법이다. 1,2 본증례에서도내시경적치료에실패한이후시행한복부 CT 에서자궁내막증이의심되어복강경하절제술을통하 여최종진단하게되었다. 장관내자궁내막증은발생부위에따라복통, 후중감, 복부팽만감, 설사, 변비, 혈변등의다양한증상을나타낸다. 2 특히회장을침범한자궁내막증은장폐색을유발할수있고대장의자궁내막증은천공과복막염이발생할수도있다. 16 본증례와같이직장혹은구불결장에발생한경우중점막의궤양이나협착의형태로나타나는경우대변굵기감소, 설사, 혈변등의배변습관변화를초래할수있다. 하지만많은경우에서본증례와같이특이증상이없어진단에어려움을주며점막하병변형태인경우대부분무증상인경우가많다. 8 결론적으로장관내자궁내막증은내시경및내시경초음파검사에서단순점막하병변으로오인되는경우가많으므로가임기여성에서장관, 특히구불결장이나직장내점막하병변을진단하거나내시경적치료를계획한다면내시경초음파외에도전산화단층촬영이나자기공명촬영등으로장관내자궁내막증을감별할필요가있으며장관내자궁내막증이의심된다면내시경적치료가아닌복강경하절제술을선택하여야할것이다. 저자들은평소별다른증상이없는 39세여성에서우연히발견된직장내점막하병변에대하여내시경적치료실패후복강경하수술적절제로진단및치료를한 1예를경험하였기에문헌고찰과함께보고한다. 요약 장관에발생하는자궁내막증은골반내장기를제외하면가장호발하는부위이며다양한양상의내시경소견및증상을보인다. 특히가임기의여성에서구불결장혹은직장에서무증상의점막하병변이발견되었을때는감별진단에포함시켜야한다. 내시경적치료술의발전으로다양한점막하병변에대한내시경적절제가시도되고있다. 하지만실패없는내시경적절제를위해서는시술전내시경초음파등의진단적검사를통하여정확한정보를얻어야한다. 저자들은가임기여성에서별다른증상없이내시경으로발견한점막하병변을내시경초음파에서점막하층에국한된것으로오인하여내시경적점막하절제술을시도하였으나종괴의고유근육층유착으로실패후수술적절제로자궁내막증으로최종진단된 1예를문헌고찰과함께보고한다. 색인단어 : 자궁내막증, 점막하병변, 내시경초음파, 내시경적절제술 참고문헌 1. Olive DL, Schwartz LB. Endometriosis. N Engl J Med 1993; 328: Weed JC, Ray JE. Endometriosis of the bowel. Obstet 322 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

5 내시경적제거가가능한직장점막하병변으로오인한자궁내막증 1 예정승규외 Gynecol 1987;69: Kameyama H, Niwa Y, Arisawa T, Goto H, Hayakawa T. Endoscopic ultrasonography in the diagnosis of submucosal lesions of the large intestine. Gastrointest Endosc 1997;46: Park YS, Park SW, Kim TI, et al. Endoscopic enucleation of upper-gi submucosal tumors by using an insulated-tip electrosurgical knife. Gastrointest Endosc 2004;59: Lee IL, Lin PY, Tung SY, Shen CH, Wei KL, Wu CS. Endoscopic submucosal dissection for the treatment of intraluminal gastric subepithelial tumors originating from the muscularis propria layer. Endoscopy 2006;38: Yamaguchi N, Isomoto H, Nishiyama H, et al. Endoscopic submucosal dissection for rectal carcinoid tumors. Surg Endosc 2010;24: Shim CS, Jung IS. Endoscopic removal of submucosal tumors: preprocedure diagnosis, technical options, and results. Endoscopy 2005;37: Jubanyik KJ, Comite F. Extrapelvic endometriosis. Obstet Gynecol Clin North Am 1997;24: Bozdech JM. Endoscopic diagnosis of colonic endometriosis. Gastrointest Endosc 1992;38: Chu PW, Su HY, Ko CS. Endometriosis of the colon and rectum mimicking colon cancer. Int J Gynaecol Obstet 2004;87: Gress F, Schmitt C, Savides T, et al. Interobserver agreement for EUS in the evaluation and diagnosis of submucosal masses. Gastrointest Endosc 2001;53: Doniec JM, Kahlke V, Peetz F, et al. Rectal endometriosis: high sensitivity and specificity of endorectal ultrasound with an impact for the operative management. Dis Colon Rectum 2003;46: Schroder J, Lohnert M, Doniec JM, Dohrmann P. Endoluminal ultrasound diagnosis and operative management of rectal endometriosis. Dis Colon Rectum 1997;40: Roseau G, Dumontier I, Palazzo L, et al. Rectosigmoid endometriosis: endoscopic ultrasound features and clinical implications. Endoscopy 2000;32: Puglielli E, Di Cesare E, Masciocchi C. Rectal endometriosis: MRI study with rectal coil. Eur Radiol 2004;14: Shaw A, Lund JN, Semeraro D, Cartmill M, Reynolds JR, Tierney GM. Large bowel obstruction and perforation secondary to endometriosis complicated by a ventriculoperitoneal shunt. Colorectal Dis 2008;10: Vol. 41, No. 5 November, 2010 ( ) 323

(49-54)Kjhps004.hwp

(49-54)Kjhps004.hwp Biliary Cystadenoma and Cystadenocarcinoma of the Liver Jae Hoon Lee, M.D., Dong Ho Choi, M.D. 1, Kyeong Geun Lee, M.D., Hwon Kyum Park M.D. and Kwang Soo Lee, M.D. Department of Surgery, College of Medicine,