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특허청구의범위청구항 1 25-하이드록시비타민 D 3 인비타민 D 3 보충제와, 에르고칼시페롤 (ergocalciferol) 또는 25-하이드록시비타민 D 2 인비타민 D 2 보충제를포함하는, 비타민 D 부족및 / 또는결핍을치료하기위한조성물. 청구항 2 대상체에비타민 D 독성을감소시키는데유효한양으로비타민 D 2 보충제와병용투여하기위한, 25- 하이드록시비 타민 D 3 인비타민 D 3 보충제를포함하는, 비타민 D 부족및 / 또는결핍을치료하기위한조성물. 청구항 3 대상체에 25- 하이드록시비타민 D 3 인비타민 D 3 보충제와병용투여하기위한, 에르고칼시페롤또는 25- 하이드록시 비타민 D 2 인비타민 D 2 보충제를포함하는, 비타민 D 부족및 / 또는결핍을치료하기위한조성물. 청구항 4 삭제청구항 5 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 상기비타민 D 2 보충제가에르고칼시페롤을포함하는것인, 조성물. 청구항 6 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 상기비타민 D 2 보충제가 25-하이드록시비타민 D 2 를포함하는것인, 조성물. 청구항 7 삭제청구항 8 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 상기비타민 D 3 보충제및비타민 D 2 보충제는비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비혹은몰농도비가 100:1 내지 1:20의범위로사용되는, 조성물. 청구항 9 제8항에있어서, 상기비타민 D 3 보충제및비타민 D 2 보충제는비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비혹은몰농도비가적어도 1:1의범위로사용되는, 조성물. 청구항 10 제9항에있어서, 상기비타민 D 3 보충제및비타민 D 2 보충제는비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비혹은몰농도비가적어도 1.5:1의범위로사용되는조성물. 청구항 11 제10항에있어서, 상기비타민 D 3 보충제및비타민 D 2 보충제는상기비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비혹은몰농도비가적어도 2:1의범위로사용되는조성물. 청구항 12 제1항또는제2항에있어서, 1 내지 100 ug의 25-디하이드록시비타민 D 3 을포함하는, 조성물. - 2 -

청구항 13 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 비타민 D 3 보충제와비타민 D 2 보충제를서로 6시간이내에투여하는데사용하기위한, 조성물. 청구항 14 제13항에있어서, 일차로비타민 D 3 보충제를투여한다음, 비타민 D 3 보충제나이의대사산물이혈청에서검출될때비타민 D 2 보충제를한번에투여하는데사용하기위한조성물. 청구항 15 제 13 항에있어서, 일차로비타민 D 2 보충제를투여한다음, 비타민 D 2 보충제나이의대사산물이혈청에서검출 될때비타민 D 3 보충제를한번에투여하는데사용하기위한조성물. 청구항 16 삭제청구항 17 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 대상체의혈청내 25-하이드록시비타민 D 수준을적어도 30 ng/ml 이상으로증가및 / 또는유지시키는데사용하기위한조성물. 청구항 18 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 상기대상체가인간인, 조성물. 청구항 19 제1항내지제3항중어느한항에있어서, 약학적으로허용가능한부형제를추가적으로포함하는단위투약형태의조성물. 청구항 20 삭제청구항 21 삭제청구항 22 삭제청구항 23 삭제청구항 24 삭제청구항 25 삭제청구항 26 삭제 - 3 -

청구항 27 제 19 항에있어서, 비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비또는몰농도비는 100:1 내지 1:20 인조성물. 청구항 28 제 27 항에있어서, 비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비또는몰농도비는적어도 1:1 인조성물. 청구항 29 제 28 항에있어서, 비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비또는몰농도비는적어도 1.5:1 인조성물. 청구항 30 제 29 항에있어서, 비타민 D 3 보충제대비타민 D 2 보충제의중량비또는몰농도비는적어도 2:1 인조성물. 청구항 31 25-하이드록시비타민 D 3 인비타민 D 3 보충제및에르고칼시페롤혹은 25-하이드록시비타민 D 2 인비타민 D 2 보충제와, 상기보충제를대상체에게병용투여하는설명서를포함하는키트. 청구항 32 삭제청구항 33 삭제청구항 34 제31항에있어서, 상기보충제를인간대상체에게투여하는설명서를더포함하는키트. 청구항 35 제31항또는제34항에있어서, 상기보충제를비타민 D 부족및 / 또는결핍으로진단받은환자에게투여하는설명서를더포함하는키트. 청구항 36 제31항에있어서, 상기보충제중하나이상은단위투약형태인키트. 명세서 [0001] [0002] 기술분야본출원은 35 U.S.C. 119(e) 에의거하여 2007년 4월 25일자미국가출원번호 60/913,849에대한우선권을주장한다. 본발명은일반적으로비타민 D 3, 프로-호르몬인 25-하이드록시비타민 D 3, 활성호르몬인 1,25-디하이드록시비타 민 D 3 또는비타민 D 3 유사체 ( 하이드록시및디하이드록시형태포함 ) 를이용한치료와관련된독성을낮추기위 한방법과투약형태에관한것이다. [0003] 배경기술 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 ( 종합적으로, "25- 하이드록시비타민 D" 라함 ) 로알려져있는 비타민 D 대사산물들은, 혈류중의칼슘과인의농도를정상수준으로유지하는작용을하는비타민 D 호르몬에 대한지용성스테로이드프로호르몬이다. 프로호르몬인 25- 하이드록시비타민 D 2 는비타민 D 2 ( 에르고칼시페롤 - 4 -

(ergocalciferol)) 로부터, 25-하이드록시비타민 D 3 는비타민 D 3 ( 콜레칼시페롤 (cholecalciferol)) 로부터, 간에위치한 1종이상의효소에의해대부분만들어진다. 이들 2가지프로호르몬들은또한간에서발견되는효소와동일하거나유사한효소를가지고있는, 간의외부에서, 장세포 (enterocyte) 와같은특정세포에서비타민 D 2 및비타민 D 3 ( 전부 " 비타민 D" 라함 ) 로부터만들어질수있다. [0004] 프로호르몬은다시신장에서유효호르몬으로대사된다. 프로호르몬 25- 하이드록시비타민 D 2 는 1α,25- 디하이드 록시비타민 D 2 로알려진호르몬으로대사되고, 마찬가지로, 25- 하이드록시비타민 D 3 는 1α,25- 디하이드록시비타 민 D 3 ( 칼시트리올 (calcitriol)) 로대사된다. 프로호르몬으로부터이러한호르몬의생산은또한신장외부에서 필요한효소 ( 들 ) 를가진세포에서이루어질수있다. [0005] [0006] 비타민 D 호르몬은세포내비타민 D 수용체 (VDR) 에의해매개되는, 인간의건강에중요한역할을담당한다. 특히, 비타민 D 호르몬은소장에서의식이성칼슘의흡수와신장에서의칼슘재흡수를조절함으로써혈중칼슘수준을조절한다. 호르몬의수준이일시적으로또는장기간높게유지되면, 뇨중칼슘농도의비정상적인증가 ( 칼슘과다요증 ), 혈중칼슘농도증가 ( 고칼슘혈증 ), 및혈중인농도증가 ( 고인산혈증 ) 가발생할수있다. 또한, 비타민 D 호르몬은세포분화와성장, 부갑상선에의한부갑상선호르몬 (PTH) 의분비, 및정상적인골형성과대사를조절하는데관여한다. 아울러, 비타민 D 호르몬은근골격, 면역및레닌-안지오텐신시스템의정상적인기능수행에필수적이다. 비타민 D 호르몬의그외다른수많은역할들이, 거의모든인간조직에서세포내 VDR과다양한비타민 D 반응성유전자가존재한다는문헌을기초로, 가정되고밝혀지고있다. 특정조직에대한비타민 D 호르몬의작용은이들조직에서비타민 D 호르몬이세포내 VDR과결합 ( 또는점유 ) 하는정도에따라달라진다. 프로호르몬인 25-하이드록시비타민 D 2 와 25-하이드록시비타민 D 3 는모두 VDR에대한 친화성이비타민 D 호르몬과비교하여 100배이상낮은것으로예측되는정도의친화성을본질적으로가지고있다. 그결과, 25-하이드록시비타민 D 2 와 25-하이드록시비타민 D 3 의생리적농도는비타민 D 호르몬으로대사되기전에는거의생물학적작용이없다. 그러나, 25-하이드록시비타민 D 2 와 25-하이드록시비타민 D 3 가정상수준의 10 내지 1,000 배이상으로생리적수준보다월등한수준이되면, 충분히 VDR을점유하여비타민 D 호르몬과같은작용을발휘할수도있다. [0007] 프로호르몬과비타민 D 호르몬모두그혈중농도는, 태양광에노출되거나또는비강화 (unsupplemented) 식이를통해비타민 D의공급이지속적으로충분하게제공되는한, 정상적으로하루종일일정하다. 그러나, 25-하이드록시비타민 D의혈중농도는, 시판되는비타민 D 보충제를특히비타민 D 부족, 구루병또는골연화를예방하기위한최소요구량을훨씬웃도는투여량으로복용한후에는, 크게증가할수있다. 또한, 혈중프로호르몬농도는 25-하이드록시비타민 D 2 또는 25-하이드록시비타민 D 3 의신속한정맥내투여후, 또는이들화합물을즉 시방출성형태로투여한후, 크게증가할수있다. [0008] 25- 하이드록시비타민 D 2 와 25- 하이드록시비타민 D 3 의생산은, 비타민 D 를비타민 D 부족또는비타민 D 결핍 ( 다 른예로, 비타민 D 부족증 (hypovitaminosis)) 과같은병태에서와같이, 단기간공급하였을때, 줄어든다. 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3 의낮은생산은혈중 25-하이드록시비타민 D의농도감소로이어진다. 비타민 D의불충분한공급은흔히태양광에가끔노출되거나, 장기간비타민 D 섭취가불충분하거나, 또는지용성비타민 ( 예, 비타민 D) 의장흡수감소를초래하는, 비만수술 (bariatric surgery) 과같은병태나임상시술을받은개체들에서나타난다. 북위도에서생활하는개체대부분들에서비타민 D 공급이부족한것으로최근보고되었다. 비타민 D 공급부족을치료하지않고방치하면, 구루병및골연화증등의심각한골장애가발생할수있으며, 골다공증, 비외상성척주및고관절결절, 비만, 당뇨병, 근약화, 면역결핍, 자가면역장애, 고혈압, 건선및다양한암등의다른수많은장애발병에원인이될수있다. [0009] 국립과학학술원의의약기구 (IOM) 에서는, 건강한개체의비타민 D 적정섭취량 (AI) 은개체의연령과성별에따라 1일 200 내지 600 IU라는결론을내렸다 [Standing Committee on the Scientific Evaluation of Dietary Reference Intakes, Dietary reference intakes: calcium, phosphorus, magnesium, vitamin D, and fluoride. Washington, DC: National Academy Press (1997)], 이문헌은원용에의해본명세서에포함됨 ]. 비타민 D의 AI는우선비타민 D 결핍, 구루병또는골연화증을예방하기에충분한혈청내 25-하이드록시비타민 D 농도 ( 또는 11 ng/ml 이상 ) 를기준으로하여정해졌다. 또한, IOM에서는, 고용량이칼슘과다요증, 고칼슘혈증및심장부정맥, 발작, 및일반적인혈관및그외연조직의석회화등의관련병태의위험성증가와관련있다는증거를 - 5 -

기초로, 비타민 D 의허용가능한상한섭취량 (UL: Tolerable Upper Intake Level) 을 1 일 2,000 IU 로정하였다. [0010] 현재시판되고있는경구비타민 D 3 보충제들은혈중 25- 하이드록시비타민 D 농도를안전하게최적에도달하게 하고유지시키는이상적인형태와는거리가있다. 이러한조제물들은전형적으로비타민 D 3 를 400 IU - 5,000 IU 포함하고있으며, 위장관에서의신속또는즉시방출되는형태로제형화되어있다. 비타민 D 보충의경우에 흡히필요한것과같이장기간고용량으로투여하게되면, 이들제품들은독성을야기할수도있다. [0011] 어떤개체들에게는종종 UL 이상의비타민 D 3 보충이필요하기도하다. 그러나, 현재이용가능한경구비타민 D 3 보충제들은, 비타민 D 화합물을고용량으로투여하면독성이야기될수있다는점에서, 혈중 25-하이드록시비타민 D 3 의농도를최적농도로유지시키는데적합하지않다. 25-하이드록시비타민 D 3 의복용은혈중및세포내 25-하이드록시비타민농도에서지 (surge) 또는스파이크를발생시켜, 고칼슘혈증및칼슘과다요증과같은독성발현을촉진시킬수있다. [0012] 분명히, 현재시판되는경구비타민 D 보충제가직면한안전성문제측면에서, 비타민 D 보충에대한다른접근 방식이요구되고있다. [0013] 발명의상세한설명 발명의개요 [0014] 본발명은일반적으로혈중 25-하이드록시비타민 D를최적수준 ( 환자의경우, >30 ng/ml 25-하이드록시비타민 D, 또는 >75 nmol/l) 으로효과적으로안전하게회복시키고, 이러한최적수준으로혈중 25-하이드록시비타민 D 수준을유지시키는방법, 혈중 25-하이드록시비타민 D 수준이상기최적수준미만으로떨어지는것을방지하는방법과, 2차부갑상선기능항진증을예방또는치료하는방법에관한것이다. [0015] 혈청내 25- 하이드록시비타민 D 3 의과도한증가는독성을일으킬될수있다. 이러한독성의발현은심장 부정맥, 발작과, 일반적인혈관및그외연조직석회화등을포함하여, 혈청내칼슘수준증가에원인이될수있다. 본발명은프로호르몬인 25-하이드록시비타민 D 3 를이용한치료와관련된독성을 25-하이드록시비타민 D 2 의병용투여에의해감소또는없앨수있다는사실을토대로한다. 또한, 본발명은 25-하이드록시비타민 D 3 와 25-하이드록시비타민 D 2 의병용투여가 25-하이드록시비타민 D의혈청내수준을더욱효과적으로증가시킬수있으며, 단독투여시보다독성을초래하지않는다는개념을토대로한다. [0016] [0017] 따라서, 본발명은, 안전하게효과적인방식으로혈청내 25-하이드록시비타민 D 수준을정상 ( 적어도 30 ng/ml) 또는정상수준보다높게회복시키거나, 정상수준미만의혈청내 25-하이드록시비타민 D의수준의발생또는이의심각성을예방하거나, 및 / 또는 2차적인부갑상선항진증을예방또는치료하기위해, 사용할수있는, 방법, 조성물, 투약형태및키트에관한것이다. 본발명의방법은, 일측면으로, 1종이상의비타민 D 3 보충제의복용과관련된비타민 D 독성을낮추는데충분 한양의 1종이상의비타민 D 2 보충제를, 개체, 동물이나인간환자에게투약하는것을포함한다. 예로, 본원에서언급되는비타민 D 3 보충제는비타민 D 3 ( 콜레칼시페롤 ), 25-하이드록시비타민 D 3, 1α,25-디하이드록시비타민 D 3, 또는 1,25-디하이드록시-19-노르 (nor)-비타민 D 3, 1α-하이드록시비타민 D 3, 및그외당업계에공지된화합물등의비타민 D 3 유사체 ( 모두공지된하이드록시및디하이드록시형태포함 ) 이다. 예로, 본원에언급되는비타민 D 2 보충제는에르고칼시페롤또는 25-하이드록시비타민D 2 또는 1,25-디하이드록시비타민 D 2, 및당업계에공지된그외화합물이다. [0018] 1 종이상의비타민 D 2 보충제는치료기간동안에각각또는일부조합하여투여할수있으며, 마찬가지로, 1 종 이상의비타민 D 3 보충제는치료기간동안에각각또는일부조합하여투여할수있다. 바람직하기로는, 비타민 D 3 보충제는치료학적유효량 ( 예, 비타민 D 부족증및 / 또는이차적인부갑상선기능항진증의예방또는치료에유효한양 ) 으로투여되지만, 비타민 D 2 보충제는비타민 D의독성을저감하는데유효한양으로투여된다. 일부예에서, 비타민 D 2 보충제의투여는비타민 D 3 보충제가정상적으로부작용이나독성을야기할것으로예상되는양으로투여되는것을허용한다. 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제는동일한또는상이한경로, 예컨대, - 6 -

경구, 정맥내, 국소, 복막내및 / 또는경피로, 동일조성물또는상이한조성물로투여될수있다. 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제는동시에또는치료기간동안중첩되는다른시간대 ( 예, 다음날이나동일한날의다 른시간대 ) 에투여할수있다. 바람직하기로는, 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제는동일한날에투여된다. [0019] 예로, 비타민 D 3 보충제 : 비타민 D 2 보충제의비 ( 중량비또는몰농도비 ) 는 100:1-1:20, 예컨대 75:1, 60:1, 50:1, 40:1, 30:1, 20:1, 15:1, 10:1, 5:1, 4:1, 3:1, 2:1, 1.5:1, 1:1, 1:2, 1:3, 1:4, 1:5, 1:10, 또 는 1:15 일수있다. 본원에서테스트한비율은중량비이지만, 테스트한비타민 D 2 와비타민 D 3 화합물의분자량 은비슷하고, 활성은몰기준이며, 따라서결과는몰농도로측정한비율에유사하게적용될것으로생각된다. [0020] 본발명은, 다른측면으로, 환자에게비타민 D 3 보충제를선택적으로치료학적유효량으로제공하는단계, 및이 러한비타민 D 3 보충제의투여와관련된부작용을비타민비타민 D 2 보충제의병용투여를통해감소시킬수있 음을환자에게알려주는단계를포함한다. [0021] 일예로, 본발명은정맥내, 경구, 국소, 복막내및경피등의다양한경로를통해, 단일조합제형이나 2 개의 개별제형의, 25- 하이드록시비타민 D 3 와 25- 하이드록시비타민 D 2 의조합을병용투여하는것을포함한다. 관련 구현예로, 25-하이드록시비타민 D 3 는혈청내 25-하이드록시비타민 D의수준을높이기위해, 바람직하기로는 25- 하이드록시비타민 D 3 의수준을 30 ng/ml 또는그이상으로높이기위해치료학적으로유효한양으로투여되며, 25-하이드록시비타민 D 2 는독성을낮추는양으로투여된다. 25-하이드록시비타민 D 3 와 25-하이드록시비타민 D 2 의병용-투여는, 혈청내 25-하이드록시비타민 D의수준을효과적으로높일수있으며, 25-하이드록시비타민 D 3 를단독투여한경우에비해독성의정도를현저하게낮추거나독성위험성을경감시킬수있다. 따라서, 25- 하이드록시비타민 D의혈청내수준을보다신속하고안전하게높일수있으며, 및 / 또는 25-하이드록시비타민 D 3 의양을보다많이투여할수있다. [0022] [0023] 다른예로, 본발명은콜레칼시페롤단독투여에비해안전성이점이있을수있는, 에르고칼시페롤과콜레칼시 페롤의병용투여방법을제공한다. 다른예로, 본발명은 25- 하이드록시비타민 D 3 비타민 D 3 와에르고칼시페롤의병용투여방법, 또는콜레칼시페롤 과 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용투여방법을제공한다. [0024] 본발명의방법에서, 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제의투약은이의투여로본발명에기술된안전성이점 을달성하는시간프래임내에서함께또는따로투여된다. 예컨대, 25-하이드록시비타민 D 2 는 25-하이드록시비타민 D 3 를투여하기전 1시간, 6시간전, 12시간전, 24시간전또는 2일전에투여할수있다. 이와는달리, 25-하이드록시비타민 D 3 는 25-하이드록시비타민 D 2 를투여하기전 1시간, 6시간전, 12시간전, 24시간전또는 2일전에투여할수도있다. 다른예로, 각비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제가주당적어도 1회 ( 또는 2회또는 3회 ) 복용되는한, 환자는 25-하이드록시비타민 D 3 를주당 1, 2 또는 3회, 25-하이드록시비타민 D 2 를주당 1, 2 또는 3회복용하도록처방받을수있다. 25-하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3 또는이의조합은, 선택적으로다른치료제와함께, 전술한예에따라, 누적투여량 1일당약 1-100 μg으로, 바람직하게는 1일당약 5-50 μg, 예컨대약 10-25 μg의누적투여량으로투여할수있다 [0025] 본발명은, 다른측면으로, 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 비타민 D 3 보충제를모두포함하는조성물을제공한다. 일부예에서, 비타민 D 3 보충제는치료학적유효량으로존재하며, 비타민 D 2 보충제는독성을낮추는함량으로존재한다. 일부예에서, 비타민 D 3 보충제는, 단독사용시부작용이나독성을유발할것으로예상되는양으로존재한다. 조성물은전술한비타민 D 2 보충제및 / 또는비타민 D 3 보충제들중임의의것을전술한임의비율로포함할수있다. 예로, 조성물은투약당약 1-100 μg의누적단위용량 (25-하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3 모두의총량 ), 예컨대투약당약 10, 25, 50, 75 또는 100 μg이다. 다른예로, 조성물은 10, 25, 50, 75 또는 100 μg의 25-하이드록시비타민 D 3 와, 부가적인독성-강하함량의 25-하이드록시비타민 D 2 를포함하는, 단위용량 (unit dose) 이다. - 7 -

[0026] 예로, 임의의양의 25- 하이드록시비타민 D 2 와 25- 하이드록시비타민 D 3 는함께제형에포함되며, 치료가필요한 인간이나동물에게매일경구투여된다. 다른예로, 임의의양의 25- 하이드록시비타민 D 2 와 25- 하이드록시비타 민 D 3 가정맥내투여에적합한등장성멸균제형에포함되며, 치료가필요한인간이나동물에게일주일에 3 번점 진적으로주사된다. [0027] 다른측면으로, 본발명의키트는비타민 D 3 보충제를선택적으로치료학적으로유효한양으로포함하는용기와, 상기비타민 D 3 보충제의투여와관련된부작용을비타민 D 2 보충제의병용투여에의해낮출수있음을환자에 게알리는표시된설명서를포함한다. 상기키트는비타민 D 2 보충제를선택적으로독성을낮추는함량으로더 포함할수있다. [0028] [0029] [0030] [0031] [0032] 전술한간략한설명들은, 일반적으로본발명의특징적인측면들을개괄하고있지만, 후술하는보다충분히상세한설명에대한이해를돕기위해제공된다. 이를참조하여, 본발명은본원에기술된방법또는제조, 화학조성에대한구체적인내용또는용도로제한되지않는것으로이해되어야한다. 제조, 화학조성, 용도또는활용에대한그외임의의변형은본발명의다른예로서명백하게간주되어야한다. 본발명의특수적용, 조성물변형및화학적물리적속성에대한다른이점과보다충분한이해는상세한설명을통해알수있을것이다. 또한, 본원에서사용한표현과용어는설명하기위한것일뿐제한적인것으로간주되지않는것으로이해된다. " 포함하여 (including)", " 가지고있는 (having)" 및 " 포함하는 (comprising)" 및이의변형형태의사용은후술하는아이템과이의등가체뿐만아니라부가적인아이템과이의등가체를포함하는의미이다. 발명의상세한설명본발명은, 혈중 25-하이드록시비타민 D의수준을최적수준 ( 인간과환자의경우, > 30 ng/ml 25-하이드록시비타민 D) 으로효과적이고안전하게회복시키기위해, 혈중 25-하이드록시비타민 D의수준을상기최적수준으로유지하기위해, 혈중 25-하이드록시비타민 D가최적수준미만으로떨어지는것을예방하기위해, 그리고 2차부갑상선기능항진증을예방또는치료하기위해, 비타민 A 보충이필요한개체, 동물또는인간환자에게, 충분한 25-하이드록시비타민 D 2 와 25-하이드록시비타민 D 3 를조합투여하는방법에관한것이다. 본발명의방법, 조성물및키트는 1종이상의비타민 D 2 보충제와병용투여함으로써 1종이상의비타민 D 3 보 충제의투여와관련된독성을낮추거나또는없애는것을포함한다. 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제의병용투여는, CYP24와같은이화작용효소의유도를감소시키며, 따라서각각단독투여한경우에비해총 25-하이드록시비타민 D의혈청내농도를보다효과적으로높일수있다. 이롭게는, 비타민 D 3 보충제 : 비타민 D 2 보충제의비는, 25-하이드록시비타민 D 2 가보다용이하게 24, 25-디하이드록시비타민 D 2 로이화되는것으로보이이고 25-하이드록시비타민 D 3 가보다용이하게활성인 1,25-디하이드록시비타민 D 3 형태로이화대사된다는관찰결과를토대로, 적어도 1:1, 1.5:1, 2:1, 3:1, 5:1, 6:1, 7:1, 8:1, 9:1, 10:1, 15:1, 20:1, 30:1, 40:1, 50:1, 60:1, 75:1, 100:1 또는그이상이다. [0033] 비타민 D 3 보충제와비타민 D 2 보충제의병용투여는, 상한에가깝거나부작용없이장기투여의경우의상한치 또는그이상의양, 또는비타민 D 3 약 1 μg /kg/day (UL 기초 ) 보다많은등가량 ( 일주일에 1, 2 또는 3회로분할투약 ), 또는 25-하이드록시비타민 D 3 2-6 μg /kg/day 보다많은등가량 ( 일주일에 1, 2 또는 3회로분할투약 ), 또는 1,25-디하이드록시비타민 D 3 0.01-0.02 μg /kg/day 보다많은등가량 ( 일주일에 1, 2 또는 3회로분할투약 ) 의양으로비타민 D 3 보충제의투약을허용할수있다. 따라서, > 50 μg의비타민 D 3, > 50 μg의 25- 하이드록시비타민 D 3, 또는 > 1 μg의 1,25-디하이드록시비타민 D 3 를포함하는단위투약형태가고려된다. [0034] [0035] 본원에서, 하기정의들은숙련자들의본발명의이해를돕는데유용할수있다 : 용어 " 병용투여 " 는비타민 D 2 보충제나비타민 D 3 보충제와관련하여사용하였을때함께사용하는기간동안 이들 2 가지가각각에해당되는약리학적효과를발휘하게하는방식으로 2 가지물질이투여되는것을의미한다. 이물질들은동일제형이나상이한제형으로, 동시에또는다른시간대에, 동일경로로또는상이한경로로투 - 8 -

여될수있다. 예컨대, 병용투여는, 동시에, 예컨대비타민 D 2 보충제를투여한후 6시간, 8시간, 12시간, 24 시간 (1일) 또는 2일이내에비타민 D 2 보충제나 1종이상또는모든대사산물중한가지를혈청에서검출할수있을때, 비타민 D 3 보충제를투여하는것을포함할수있다. 다른예로, 병용투여는, 동시에, 예컨대비타민 D 3 보충제를투여한후 6시간, 8시간, 12시간, 24시간 (1일) 또는 2일이내에비타민 D 3 보충제나 1종이상또는모든대사산물중한가지를혈청에서검출할수있을때, 비타민 D 2 보충제를투여하는것을포함할수있다. 다른예로, 환자는비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제각각을주당 1회이상 ( 또는 2 또는 3회 ) 복용하도록, 비타민 D 3 보충제를주당 1, 2 또는 3회, 비타민 D 2 보충제를주당 1, 2 또는 3회복용하는일반적인처방을받을수있다. [0036] 용어 " 치료학적유효량은환자의상태에따라달라지며, 예컨대환자의상태에따라권고되는범위나정상범위내에서실험테스트수치를유지하는, 바람직한임상적인효과를달성할수있는유효량이거나, 또는임상징후나질병의증상의발생또는중증도를낮추는데유효한양이다. 일부예들에서, 치료학적유효량은혈청내 25- 하이드록시비타민 D 수준또는 25-하이드록시비타민 D 3 수준을약 30 ng/ml ( 약 75 nmol/l와등가 ) 또는그보 다높게유지하는데평균적으로유효한양이다. 이러한수준은, 장기간, 예컨대 1달이상, 3달이상, 6달이상, 9달이상, 1년또는그이상유지시킬수있다. 다른예로, 치료학적유효량은, 혈청내부갑상선호르몬의수준 (ipth) 을치료없는경우의베이스라인수준으로부터적어도 15%, 20%, 25% 또는 30% 이상낮추는데평균적으로유효한양이다. 또다른예로, 치료학적유효량은 CKD 단계-특이적인 ipth 타겟범위에도달하는데평균적으로유효한양으로, 3기는 35-70 pg/ml(3.85-7.7 pmol/l와등가 ), 4기는 70-110 pg/ml(7.7-12.1 pmol/l와등가 ), 그리고 5기는 150-300 pg/ml(16.5-33.0 pmol/l와등가 )(K/DOQI Guideline No. 1) 이다. 비타민 D 3 보충제의양에대한언급시에는, " 치료학적유효한양 " 은비타민 D 3 보충제를단독사용할때의유효량, 또는비타민 D 2 보충제와조합하여투여할때의비타민 D 3 보충제의유효량을의미할수있다. [0037] [0038] [0039] 본원에서, 용어 " 비타민 D 독성 " 은 25-하이드록시비타민 D의과잉투여와, 혈중 25-하이드록시비타민 D 수준의과도한높은수준으로인해나타나는, 구역질, 구토, 다뇨증, 칼슘과다요증, 고칼슘혈증및고인산혈증등의, 부작용을의미한다. 일부예들에서, 독성은혈청내칼슘이 10.2 mg/dl 보다높게, 및 / 또는혈청내인이 4.6 mg/dl 보다높게, 및 / 또는혈청내칼슘 x 인제품이 55 mg/dl 보다높게, 및 / 또는뇨내칼슘 : 크레아티닌비율이 300 mg/24 hour 보다높게상승하는것으로나타난다. " 비타민 D 부족및결핍 " 은일반적으로혈청내 25-하이드록시비타민 D 수준이 30 ng/ml( 약 75 nmol/l와등가 )(National Kidney Foundation guidelines, NKF, Am. J. Kidney Dis. 42:S1-S202 (2003), 본원에원용에의해포함됨 ) 보다낮은것으로정의된다. 별도로언급되어있지않은한, 본원에서 "25-하이드록시비타민 D 2 /25-하이드록시비타민 D 3 " 는 25-하이드록시비 타민 D 2, 25- 하이드록시비타민 D 3, 또는이의조합을망라하는것으로의도된다. [0040] 별도로언급되어있지않은한, "25- 하이드록시비타민 D" 는 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 를총제적으로언급하는것으로의도된다. 예컨대, 25- 하이드록시비타민 D 의분석한혈중수준은, 필요에따라 25- 하이드록시비타민 D 2 와 25- 하이드록시비타민 D 3 둘다를포함할것이다. [0041] 본원에서, " 비타민 D 2 보충제 " 는비타민 D 3 보충제의투여와관련된비타민 D 의독성을낮출수있는능력을지 닌, 에르고칼시페롤, 25- 하이드록시비타민 D 2 또는 1,25- 디하이드록시비타민 D 2 의전구체, 유사체또는유도체를 의미한다. [0042] 본원에서, 용어 " 비타민 D 3 보충제 " 는비타민 D 수용체를활성화시키거나, 또는인체에서비타민 D 수용체를활 성화하는화합물로대사변환될수있는, 1α- 하이드록시비타민 D 3 등의비타민 D 3 ( 콜레칼시페롤 ), 25- 하이드록 시비타민 D 3, 또는 1α,25- 디하이드록시비타민 D 3 의전구체, 유사체또는유도체를의미한다. [0043] 또한, 특히본원에인용된모든수치는하한내지상한의모든수치를포함할수있는것으로이해되며, 즉최 하한과최상한수치사이의수치들의모든가능한조합이본발명에서명확하게언급되는것으로간주된다. 예 컨대, 농도범위나유익한효과범위가 1% 내지 50% 로언급되는경우, 2% - 40%, 10% - 30% 또는 1% - 3% 등의 - 9 -

수치는본명세서에명백하게열거되는것으로의도된다. 이는구체적으로의도하는바에대한예에불과하다. [0044] [0045] 식품영양의학국에서는, 비타민 D에대한 RDA(Recommended Dietary Allowance) 를확립하기위한과학적데이타가불충분하다고하였다. 실제, 권고섭취량은충분섭취량 (AI: Adequate Intake) 으로제공되며, 이는건강한사람이골건강과정상적인칼슘대사를유지하기위한 1일비타민 D 섭취량이다. AI는일반적으로특정연령과성별그룹의거의모든구성원들에서비타민 D 결핍구루병또는골연화증을예방하는데필요한양 ( 또는 = 11 ng/ml) 에해당되는양이나또는이보다높게설정된다. 비타민 D의 AI는마이크로그람 ( μg ) 또는국제단위 (I U) 로나타낼수있다. 1 μg비타민 D의생물학적활성은 40 IU과등가로설정된다. 유아, 어린이및성인의비타민 D AI는하기표 2에나타내었다. 표 1 [0046] 연령어린이 ( μg /day) 출생후 13살까지 5 남자 ( μg /day) (=200 IU) 14-18 살 5 (=200 IU) 19-50살 5 (=200 IU) 51-70살 10 (=400 IU) 71살 15 (=600 IU) 여자 ( μg /day) 5 (=200 IU) 5 (=200 IU) 10 (=400 IU) 15 (=600 IU) 임산부 ( μg /day) 5 (=200 IU) 5 (=200 IU) 수유기 ( μg /day) 5 (=200 IU) 5 (=200 IU) [0047] [0048] 식품영양의학국에서는, 비타민 D의상한섭취량 (UL) 을, 출생후 12달까지의유아는 25 μg (1,000 IU), 어린이, 성인, 임산부및수유여성은 50 μg (2,000 IU) 으로정하였다. 일반적으로, UL은비타민 D의건강부작용을유발할가능성이없는최대매일섭취량이다. UL 보다높게장기간섭취하면, 건강부작용의위험성이증가할수있다. 유아, 어린이및성인의비타민 D UL은하기표 2에나타내었다. 표 2 [0049] 연령남자 ( μg /day) 0-12 개월 25 (=1,000 IU) 1-13살 50 (=2,000 IU) 14-18살 50 (=2,000 IU) 19살 50 (=2,000 IU) 여자 ( μg /day) 25 (=1,000 IU) 50 (=2,000 IU) 50 (=2,000 IU) 50 (=2,000 IU) 임산부 ( μg /day) 50 (=2,000 IU) 50 (=2,000 IU) 수유기 ( μg /day) 50 (=2,000 IU) 50 (=2,000 IU) [0050] [0051] [0052] 다른보고서에따르면, 부작용이관찰되는최하한복용량은 95 μg /day (=3800 IU) 이다. 본발명의조성물, 방법및키트는비타민 D 부족또는결핍을예방하는예방적인측면에서, 또는혈청내낮은비타민 25(OH)D 수준을정상수준이나그보다높게보충하는치료학적측면에서, 비타민 D 보충이필요한모든개체를치료하는데유용하다. 또한, 본발명의조성물및방법은낮은비타민 D 수준으로인한 2차적인부갑상선기능항진증을예방또는치료하는데유용하다. 일반적으로, 혈청 25(OH)D 수준이 5 ng/ml 미만인것은구루병과골연화증과관련된심각한결핍을의미한다. 30 ng/ml이정상범위의하한으로제시되고있지만, 최근연구에서는 PTH 수준과칼슘흡수는혈청내총 25(OH)D 수준이약 40 ng/ml에도달할때까지는최적화되지않는다고제시하고있다 [Vieth, R. Prog Biophys Mol Biol. 2006 Sep;92(1):26-32.]. 본원에서용어 " 개체 " 는인간, 포유류 ( 예, 개, 고양이, 설치류, 양, 말, 소, 염소 ), 수의동물및동물원동물을포함한다. 비타민 D 보충이필요한환자는건강한개체, 비타민 D 부족또는결핍위험이있는개체, 예컨대만성신장질환 1, 2, 3, 4 또는 5 단계에있는개체 ; 비타민 D가보강된우유를섭취하지않는유아, 어린이및성인 ( 예, - 10 -

락토스불내증 (lactose intolerant) 개체, 우유알레르기개체, 우유를먹지않는채식주의자및모유를먹는유아 ), 구루병개체, 피부가검은개체 ( 예, 미국의경우백인여성은 4% 인데반해 15세내지 49세의아프리카계미국여성들중 42% 는비타민 D 부족증임 ), 노년층 ( 태양광에노출되었을때비타민 D 합성능력이저하되었고, 또한실내에머무를가능성이더높음 ), 수용소에있는성인 ( 실내에머무를것이며, 알츠하이머질환이나정신적인질병이있는개체포함 ), 노출된피부전체를감싸는개체 ( 예컨대, 특정지역이나문화에속한구성원 ), 항상태양차단제를사용하는개체 ( 예, 태양보호지수 (SPF) 8인태양차단제를사용하면, 비타민 D 생성은 95% 까지감소하며, SPF가더높으면피부에서의비타민 D 생성은더감소될수있음 ), 지방흡수불량증후군개체 ( 비제한적으로, 낭성섬유증, 담즙정체성간질환 (cholestatic liver disease), 그외간질환, 담낭질환, 췌장효소결핍증, 크론질환, 염증성장질환, 스프루또는복강질환, 또는위및 / 또는장의일부나전체의외과적제거가포함됨 ), 염증성장질환개체, 크론질환개체, 소장을절제한개체, 치주농주 (gum disease) 를앓고있는개체, 페니토인 (phenytoin), 포스페니토인 (fosphenytoin), 페노바르비탈 (phenobarbital), 카르바마제핀 (carbamazepine) 및리팜핀 (rifampin) 등의비타민 D의이화작용을증가시키는약제를복용중인개체, 콜레스티라민 (cholestyramine), 콜레스티폴 (colestipol), 오를리스타트 (orlistat), 미네랄오일 (mineral oil) 및지방대체제 (fat substitute) 등의, 비타민 D의흡수를감소시키는약제를복용중인개체, 케토코나졸등의비타민 D의활성화를저해하는약제를복용중인개체, 코르티코스테로이드등의칼슘흡수를낮추는약제를복용중인개체, 비만개체 ( 체지방에축적되어있는비타민 D는생체이용성이낮음 ), 골다공증개체및 / 또는폐경여성을포함한다. 비타민 D의영양섭취기준에대한의학국의보고서에따르면, 식품섭취데이타는, 젊은여성과나이든여성에대한비타민 D의평균섭취량을현권고안보다낮게제시하고있으며, 젊은여성과나이든여성의 50% 이상이비타민 D를권고함량으로섭취하고있지않다는것을표명하였다. 선택적으로신장골형성장애 (renal osteodystrophy)( 골연화증및낭성섬유골염 (osteitis fibrosa cystica) 포함 ) 를앓고있는개체의치료학적처치는본발명의방법으로부터배제된다. [0053] 다른측면으로, 본발명의조성물및방법은비타민 D- 반응성질환, 예컨대비타민 D, 25(OH)D 또는활성형비 타민 D ( 예, 1, 25(OH) 2 D) 가질환의개시또는진행을예방하거나, 질환의징후또는증상을감소시키는질환의 예방적또는치료적처치에유용하다. 이러한비타민 D-반응성질환으로는, 암 ( 예, 유방암, 폐암, 피부암, 흑색종, 결장암, 결장직장암, 직장암, 전립선암및골암 ) 을포함한다. 1,25(OH) 2 D는많은세포들에서시험관내에서세포분화를유도하거나및 / 또는세포증식을저해하는것으로관찰되었다. 또한, 비타민 D-반응성질환으로는, 예컨대 1형당뇨병, 다발성경화증, 류마티스관절염, 다발성근염, 피부근염, 경피증, 섬유증, 그레이브질환, 하시모토질환, 급성또는만성이식거부반응, 만성또는급성이식편대숙주질환, 염증성장질환, 크론질환, 전신홍반루푸스, 쇼그렌증후군, 습진및건선등의자가면역질환, 아토피성피부염, 접촉성피부염, 알레르기성피부염및 / 또는만성피부염등의피부염을포함한다. 또한, 비타민 D-반응성질환으로는, 그외염증질환, 예컨대천식, 만성폐색성폐질환, 다낭성신장질환 (PKD), 다낭성난소증후군, 췌장염, 신염, 간염및 / 또는감염을포함한다. 또한, 비타민 D-반응성질환은고혈압과심혈관질환을포함하는것으로보고되었다. 따라서, 본발명은심혈관질환을앓고있거나위험성이있는개체, 예컨대죽상경화증, 동맥경화증, 관상동맥질환, 뇌혈관질환, 말초혈관질환, 심근경색, 심근허혈증, 뇌허혈증, 뇌졸증, 울혈성심부전, 심근증, 비만또는그외체중장애, 지질장애 ( 예, 고지혈증, 당뇨성이상지혈증및혼성이상지혈증등의이상지혈증, 저알파지질단백혈증 (hypoalphalipoproteinemia), 고트리글리세라이드혈증, 고콜레스테롤혈증, 및저 HDL( 고밀도지단백질 )), 대사장애 ( 예, 대사증후군, II형진성당뇨병, I형진성당뇨병, 고인슐린혈증, 내당능장애, 인슐린내성, 당뇨병합병증, 예컨대신경병, 신장병, 망막증, 당뇨병성족부궤양및백내장등 ), 및 / 또는혈전증의예방적또는치료적처치를고려한다. [0054] 본발명은 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의경구, 정맥내및국소제형을포함하는조성물 과, 비타민 D 보충과관련된심각한부작용, 즉비타민 D 독성을유발하지않으면서 25- 하이드록시비타민 D 부 족및결핍을치료하기위한상기제형의투여방법을포함한다. [0055] 본발명의조성물은 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 이기존의매일경구투여로구현된매우 안정적인약학제형을포함한다. 기술된조성물은 25-하이드록시비타민 D를지속적인혈중수준으로형성하며, 장기간의기간동안에연속적으로정기적으로투여하여, 혈중 25-하이드록시비타민 D를최적수준으로회복시키고지금까지공지된비타민 D 또는 25-하이드록시비타민 D 제형에비해안전성이탁월한, 2가지의예상하지못했던이점이있다. [0056] 본발명의다른예에서, 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 가조합된멸균된, 등장성제형은, - 11 -

정맥내투여에적합하게제조할수있다. 이러한제형은무수에탄올 (absolute ethanol), 프로필렌글리콜또는다른적정용매에 25-하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3 를용해시키고, 제조되는용액을계면활성제, 염및보존제와적정부피의주사용수중에조합하여, 제조한다. 이러한제형은즉시, 또는헤파린락 (lock) 을통해또는시간에걸쳐서서히주입되는부피가더큰멸균용액 ( 예, 염수 ) 에첨가하여, 시린지를통해서서히투여할수있다. [0057] [0058] 또한, 투약형태는보존제또는안정화성보강제와같은보강제를포함할수있다. 또한, 이는다른치료학적으로유용한물질, 또는본원과청구항에구체적으로나타낸화합물들중 2종이상을혼합물형태로포함할수있다. 유용하게는, 비타민 D 2 보충제및비타민 D 3 보충제와다른치료제제의조합은 1일당 1-200 mcg의투여량으 로, 바람직하기로는 1일당 5-100 mcg의총투여량으로, 전술한예에따라경구또는정맥내로투여할수있다. 본발명의화합물을다른치료제제와조합투여하는경우, 투여되는조합물내각화합물의비율은해결하고자하는특정질환상태에따라결정될것이다. 예컨대, 비타민 D 2 보충제와비타민 D 3 보충제를 1종이상의칼슘염 ( 칼슘보충제또는식이포스페이트바인더로의도됨 ), 비스포스포네이트, 칼슘모방체 (calcimimetic), 니코틴산, 철, 포스페이트바인더, 활성형의비타민 D 스테롤, 글리세믹및고혈압조절제및다양한항종양제와함께경구투여하는것을선택할수있다. 또한, 25-하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3, 또는 25- 하이드록시비타민 D 2 및콜레칼시페롤, 또는 25-하이드록시비타민 D 3 및에르고칼시페롤을, 활성형의비타민스테롤, 글리세믹및고혈압조절제, 및다양한항종양제와함께, 정맥내투여하는것을선택할수있다. 실제, 본발명의화합물은질환상태의치료적처치가원하는결과일경우에는더많은용량으로사용되지만, 예방이목적인경우에는더적은용량으로사용되며, 임의의주어진경우에투여되는특정용량은, 당업자들에게잘알려져있는바와같이, 투여중인특정화합물, 치료할질환, 개체의상태및개체의반응성또는약물의활성을변형시킬수있는그외해당의학적사실에따라조절되는것으로이해된다. [0059] 기술된전달시스템내비타민 D 3 보충제및비타민 D 2 보충제의조합이포함됨으로써, 제조되는제형은비타민 D 3 및비타민 D 2 내분비 (endocrine) 시스템둘다를지원하는데유용하다. 현재시판되는경구비타민 D 보충제 와이전에시판된경구 25- 하이드록시비타민 D 3 제형은단지한가지또는다른시스템을지원한다. 실시예 [0066] [0067] [0068] 본발명은하기실시예들을들어더욱설명되지만, 하기실시예들은본발명의범위를제한하는것으로해석되어서는안된다. 실시예 1 25-하이드록시비타민 D 2 및 25-하이드록시비타민 D 3 의다양한조성물의병용-투여는, 25-하이드록시비타민 D 3 를 단독으로사용하여치료하였을때관찰되는독성을완화시킨다. [0069] 25- 하이드록시비타민 D 3 단독사용대비 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의병용 - 투여와관련 된독성감소를조사하기위해, 스프라우 - 돌리랫수컷 90 마리에, 다양한조합의 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 를 5 일연속하여정맥내처리하였다. 실험을개시하기전날, 랫을무작위선별하여그룹 을할당하고, 하기표 3 과같이처치하였다. [0070] 표 3 [0071] 그룹 25-하이드록시비타민 D 2 25-하이드록시비타민 D 3 수 / 성별 투여량 ( μg /kg) 투여량 ( μg /kg) 투약부피 (ml/kg) 투약횟수 채혈시기 (hr) - 12 -

1 2 0 0.1 0 0 수컷 6 마리 3 0.3 0 4 1.6 0 5 6 0 6 0 0.3 7 0.1 0.3 8 0.3 0.3 9 1.6 0.3 10 6 0.3 11 0 6 12 0.1 6 13 0.3 6 14 1.6 6 15 6 6 0.8 5 일간하루에 1 회, 정맬내 투약전, 24 h(2 일 ) 및 120 h (6 일 ) [0072] [0073] 각동물에대한각해당일의처리로, 적정물질을정맥내투여하였다. 각당일에 3시간범위 (window) 에매일처치를수행하였다. 처치첫째날 ( 투약전 ) 과 2차투약하기전 2일날 24시간째에 (1차주사시간을 0으로하여 ), 혈액 (~1 ml) 을경정맥카테터를이용하여, 그룹 1 내지 15의동물에서보존제가첨가되지않은시험관 (unpreserved tube) 으로채혈하였다. 혈청을분리하여, 새로운관에옮긴후바로약 -80 로냉동시켰다. 6 일날 120시간째에동물모두를희생시키기전에, 혈액 (~2 ml) 을경정맥카테터를이용하여모든동물로부터보존제가첨가되지않은시험관으로채혈하였다. 혈청을분리하여, 새로운관에옮긴후바로약 -80 로냉동시켰다. 또한, 6일날 120시간째에 ( 마지막투약후 24시간째 ), 동물모두를이산화탄소흡입으로안락사시키고, 혈액모두를심장천공에의해수득하였다. 혈액은보존제가첨가되지않은시험관 ( 즉, red-stoppered) 에두었다. 혈청을분리시켜새로운시험관에 (1ml 분획 ) 옮기고, 바로 -80 에서냉동시켰다. 그런후, 동물모두부검하였다. 자가융해 (autolytic) 로인한변화를방지하기위해, 시체의부검은가능한신속하게수행하였다. 각동물에서, 부검은임상적인모든기록병변에대한검사등의외양검사와내부 " 간략 " 검사로이루어졌다. 1차투약후 120시간째에 25-하이드록시비타민 D의총농도를, 텐덤질량분광분석검출을이용하여고성능액 체크로마노그래피방법으로혈청샘플에서측정하였다. 이방법을이용하여, 혈청내 25-하이드록시비타민 D 3 및 25-하이드록시비타민 D 2 의각농도를결정하였고, 총농도는이들농도의합으로하였다. 마지막투약후 24시간째에, 동물로부터수득한혈청으로부터 25-하이드록시비타민 D 3, 25-하이드록시비타민 D 2 및이들의대사산물의농도변화를분석하였다. [0074] [0075] 신장에서의 CYP24 유도 (induction) 는다음과같이측정하였다. 신장의 ⅛을슬라이스하고, TRIzol 방법으로 RNA 분리하기위해동질화하였다. cdna 합성후, 특이적인 CTP24 프로브를이용하여실시간 RT-PCR로, Cyp24 mrna 농도를분석하고, Gapdh mrna에대해표준화하였다. 도 1의 25-하이드록시비타민 D 수준은, 25-하이드록시비타민 D 3 를단독으로또는지정한투약물과조합하여 5일 간매일랫에게투여하였을때, 혈청내 25- 하이드록시비타민 D 의총농도는증가하는것으로나타났다. [0076] [0077] 하기표 4 는, 5 일간의투약실험후동물의총체적인부검시에관찰되는결과이다. 심각한독성징후 ( 폐내혈 액 ) 는 25- 하이드록시비타민 D 3 만단독으로최고투여량 (6 μg /kg) 으로투여한동물그룹에서만관찰되었다. 표 4 [0078] 그룹 25-하이드록시비타민 D 2 25- 하이드록시비타민 D 3 전체부검결과 ( μg /kg) ( μg /kg) 1 0 0 없음 2 0.1 0 없음 3 0.3 0 없음 4 1.6 0 없음 5 6 0 없음 6 0 0.3 없음 7 0.1 0.3 없음 - 13 -

8 0.3 0.3 없음 9 1.6 0.3 없음 10 6 0.3 없음 11 0 6 4/6 동물은폐에혈액이있었음 12 0.1 6 없음 13 0.3 6 없음 14 1.6 6 없음 15 6 6 없음 [0079] 도 2, 혈청내칼슘농도는, 6 μg /kg 25- 하이드록시비타민 D 3 만단독으로투여한그룹 11 에서, 최고수준의혈청 내칼슘농도가나타났다. 또한, 이들동물들은전체부검에서독성징후를가지고있었다. 25- 하이드록시비 타민 D 의총투여량이 6 μg /kg 을초과한경우에도, 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용 - 투여에의해독성은약화되 거나없어졌다. [0080] 본실험의결과는, 혈청내칼슘농도증가등의 25- 하이드록시비타민 D 3 투약과관련된독성을, 25- 하이드록시 비타민 D 2 와병용-투여함으로써낮추거나없앨수있음을시사한다. 심지어매우낮은비율 (1:60) 로 25-하이드록시비타민 D 2 를투여하더라도 25-하이드록시비타민 D 3 에의해유발되는혈청내칼슘농도증가를현저하게낮출수있었다. 대부분의극한실험에서, 5일간의처치기간동안 25-하이드록시비타민 D 3 를 6 μg /kg으로투여한동물에서는고칼슘혈증이나타났으며, 처치한동물 6마리중 4마리는부검시폐조직에혈액이있었다. 놀라운점은, 동물에 0.1 μg /kg의 25-하이드록시비타민 D 3 를 6 μg /kg의 25-하이드록시비타민 D 2 와병용-투여한경우에는, 혈청내칼슘농도는정상이었고, 동물에서는어떠한독성징후가관찰되지않았다. 독성을유도하는 (6 μg /kg/day 25-하이드록시비타민 D 3 및 6 μg /kg/day 25-하이드록시비타민 D 2 ) 25-하이드록시비타민 D 3 의양에 2배에해당되는 25-하이드록시비타민 D의전체양을동물에투여하였을때에도, 안전성효과는유지되었다. 이러한연구를통해, 25-하이드록시비타민 D 3 요법에서의보호제로서의 25-하이드록시비타민 D 2 의유용성이확인되었다. [0081] 도 3 의결과는, 25- 하이드록시비타민 D 3 및 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용 - 투여가 25- 하이드록시비타민 D 3 단독 투여시에비해 CYP24 를약하게상향조절함을의미한다. 따라서, 이러한데이타는, 25- 하이드록시비타민 D 3 및 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용 - 투여가이들중어느하나만단독투여하는경우에비해 25- 하이드록시비타민 D 의혈청내수준을보다효과적으로증가시킬수있음을의미한다. [0082] [0083] 실시예 2 다른연구로, 다양한조합의 25- 하이드록시비타민 D 3 및 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용 - 투여가 25- 하이드록시비 타민 D 3 단독처치시관찰되는독성을완화시킨다. [0084] 102 마리의수컷스프라우 - 돌리랫에서, 25- 하이드록시비타민 D 3 및 25- 하이드록시비타민 D 2 의병용 - 투여효과를, 25-하이드록시비타민 D 3 단독의경우와비교하여분석하기위한다른실험을수행하였다. 태어난지약 3일되었으며체중이약 175-250 g인랫을, 각각 6마리의수컷으로구성된그룹으로나누었다. 그룹에는다양한조합의 25-하이드록시비타민 D 3 및 25-하이드록시비타민 D 2 을경정맥카테터를통해정맥내로하루에한번 5일연속된기간동안, 하기표 5와같이투여하였다. [0085] 표 5 [0086] 처치그룹 ( μg /kg) 수 / 성별 랫 투약부피 (ml/k g) 투약횟수 - 14 -

1. 비히클 2. 25-하이드록시비타민 D 3 (4) 수컷 6마 경정맥 3. 25-하이드록시비타민 D 3 (8) 4. 25-하이드록시비타민 D 3 (4) + 25-하이드록시비타민 D 2 (0.2) 5. 25-하이드록시비타민 D 3 (4) + 25-하이드록시비타민 D 2 (0.4) 리카테터로정상 6. 25- 하이드록시비타민 D 3 (4) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (0.8) 7. 25- 하이드록시비타민 D 3 (4) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (1.6) 8. 25- 하이드록시비타민 D 3 (4) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (2.4) 9. 25- 하이드록시비타민 D 3 (4) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (3) 10. 25- 하이드록시비타민 D 3 (4) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (4) 11. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (0.4) 12. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (0.8) 13. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (1.6) 14. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (3.2) 15. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (4.8) 16. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (6) 17. 25- 하이드록시비타민 D 3 (8) + 25- 하이드록시비타민 D 2 (8) 0.8 5 일간하루에 1 번, 경정맥카테터를통해정맥내로 [0087] [0088] 투약을매일비슷한시간으로마지막투약시간의 3시간범위내에서수행하였다. 분석을위해혈액을 0일 ( 첫째처치날 ) 에채혈하고, 매일 2번동물을모니터링하였다. 5일날마지막투약후 24시간에, 모든그룹의동물을안락사시키고, 심장천공으로혈액을회수하였다. 랫모두간단부검 (abbreviated necropsy) 하였다. 처치 5일째의랫의혈청내칼슘농도를도 6에나타내었으며, 실시예 1의상기데이타를검증하였다. 예로, 4 μg /kg 또는 8 μg /kg 25-하이드록시비타민 D 3 단독투약으로고칼슘혈증이발병하였으며, 8 μg /kg 및 8 μg /kg으 로 25- 하이드록시비타민 D 와 25- 하이드록시비타민 D 2 의조합투여시에는혈청내칼슘농도가정상이었는데, 이는 25- 하이드록시비타민 D 2 의포함이 25- 하이드록시비타민 D 3 와관련된독성을완화시킬수있음을의미한다. [0089] [0090] [0091] 실시예 3 비타민 D 호르몬의고용량제형을처치한진행전립선암환자에서의효능및안전성연구 25- 하이드록시비타민 D 2 의경구제조물의효능및안전성을, 1 주일에한번씩고용량의칼시트리올을처치받고있 는진행성전립선암환자를대상으로, 3달간평가한다. 이연구를위해, 25-하이드록시비타민 D 2 를연질젤라틴캡슐내에제형화한다. 고용량의칼시트리올과도세탁셀로치료를받고있는진행성전립선암환자 40명을 2 개의그룹으로동수로나눈다. 칼시트리올을적게투여하면서, 그룹 #1에는 2-20 mcg의 25-하이드록시비타민 D 2 를, 그룹 #2에는위약을투여한다. 기록하기전에, 개체모두 1주일이상의간격으로 2번의아침금식혈액샘플을채혈하여, 혈청내칼슘, 혈장내온전한 PTH 및혈청내 25-하이드록시비타민 D의처치전베이스라인수준을정한다. 혈청내칼슘및 25-하이드록시비타민 D의농도를결정하기위해, 칼시트리올을매주투여로투여한후 24시간에각개체로부터추가적인금식혈액샘플과 24-시간뇨채집물을수득한다. 실험하는동안에, 개체들모두식이요법자의진행지도하에, 기본적인칼슘 ( 자가-선택한식사및필요에따라, 칼슘보충제 ) 의 1일섭취량을약 1,000-1,500 mg으로고정한다. 실험종료시, 실험데이타는베이스라인수치에대한적정보정후처치그룹과테스테제형으로분석한다. 모든그룹들은혈청내 25-하이드록시비타민 D( 범위 : 10.7-20.9 ng/ml) 및혈청내칼슘 ( 범위 : 8.72-9.31 mg/dl) 수치가, 평균베이스라인수치와비슷할것으로예상된다. 혈청내칼슘의평균실험수치증가는실험동안에위약 ( 대조군 ) 그룹에서관찰될것으로예상되지만, 처치그룹에서는훨씬적은혈청내칼슘농도의변화가관찰될것으로예상된다 ( 예, 무변화또는증가정도감소 ). 25-하이드록시비타민 D 2 를복용한처치그룹의개체들에서는일차 2-3달간의투약동안에혈청내 25-하이드록시비타민 D 농도가점차증가한후이후에안정단계 (steady state) 농도에도달하는현상을보일것으로예상된다. 혈청내칼슘농도가 10.2 mg/dl인것으로정해지는고칼슘혈증의발병은, 처치그룹보다는위약그룹에서보다자주관찰될것으로예상된다. 이러한실험들의결과데이타는, 고용량의칼시트리올을전립선암환자에 - 15 -

게투여시치료요법에 25- 하이드록시비타민 D 2 를첨가함으로써혈청내칼슘농도의증가를조절또는완화시킬 수있다는것을입증할수있을것으로예상된다. [0092] [0093] [0094] 실시예 4 비타민 D 결핍증을보이는말기신장질환자에서의효능및안전성실험혈청내 25-하이드록시비타민 D의농도를정상농도 (> 30 ng/ml) 로회복시키는데있어서의, 25-하이드록시비타민 D 3 /25-하이드록시비타민 D 2 정맥내조합물의효능과안전성을, 비타민 D 부족으로진단받았으며정기적인혈액 투석이필요한말기신장질환 (ESRD) 환자를대상으로, 3달실험으로실시한다. 본실험에서테스트하는제형은 20 mcg의 25-하이드록시비타민 D 3 을단독 ( 시험조제물 #1) 또는 10 mcg 25-하이드록시비타민 D 2 의조합 ( 시험조제물 #2) 이포함된등장수용액과멸균용액이다. 건강한백인종, 아시아인, 히스페닉계및아프리카-아메리카사람총 75명이본실험에참가하며, 이들모두 4달이상정기적인혈액투석을받고있으며, 혈청내 25-하이드록시비타민 D의농도는 15 ng/ml 미만이다. 기록하기전에, 개체모두 1주일이상의간격으로 2번아침금식혈액샘플을채혈하여, 혈청내칼슘, 혈장내온전한 PTH 및혈청내 25-하이드록시비타민 D의처치전베이스라인수준을정한다. 1일날아침에, 개체들을무작위로 3가지처치그룹들중한그룹으로나누고, 시험조제물 #1 또는 #2와매칭위약을매주 3번투약하기시작한다. 모든투약은정기적으로계획된혈액투석시기동안에이루어지며, 혈액투석장치로부터배출되는혈액에서서히주사 (1-5분에거쳐 ) 하여수행한다. 혈청내칼슘, 혈장내온전한 PTH 및혈청내 25-하이드록시비타민 D를측정하기위해, 각개체로부터 3개월의간격으로추가적인금식혈액샘플과 24-시간뇨수집물을수득한다. 실험하는동안에, 개체들모두식이요법자의진행지도하에, 기본적인칼슘 ( 자가-선택한식사및필요에따라, 칼슘보충제 ) 의 1일섭취량을약 1,000-1,500 mg으로고정한다. 실험종료시, 실험데이타는베이스라인수치에대한적정보정후처치그룹과테스테제형으로분석한다. 모든그룹들에서, 혈청내 25-하이드록시비타민 D( 범위 : 10.7-20.9 ng/ml), 혈장내온전한 PTH 농도 ( 범위 : 45.3-52.1 pg/ml) 및혈청내칼슘 ( 범위 : 8.72-9.31 mg/dl) 농도는, 평균베이스라인수치와비슷할것으로예상된다. 실험하는동안에위약 ( 대조군 ) 그룹에서는모든실험에서의현저한변화가관찰되지않을것으로예상된다. 25-하이드록시비타민 D 3 를단독으로또는 25-하이드록시비타민 D 3 /25-하이드록시비타민 D 2 조합을복용한처치그룹들모두의개체에서는, 일차 3달간의투약동안에혈청내 25-하이드록시비타민 D 농도가점차증가한후이후에안정단계 (steady state) 농도에도달하는현상을보일것으로예상된다. 평균혈청내칼슘농도는 25-하이드록시비타민 D 3 를복용하고있는처치그룹의경우베이스라인에서현저하게증가할것으로예상되며, 위약그룹에서관찰되는정도보다현저하게높을것으로예상된다. 25-하이드록시비타민 D 3 /25-하이드록시비타민 D 2 조합을복용중인처치그룹의개체는, 25-하이드록시비타민 D 3 -단독처치그룹에서관찰되는농도보다혈청내칼슘농도가현저하게낮을것으로예상되지만, 위약그룹에서관찰되는농도와는현저하게다르지않을것으로예상된다. 혈청내칼슘농도가 10.2 mg/dl인것으로정해지는고칼슘혈증의발병은, 25-하이드록시비타민 D 3 만복용중인처치그룹에서보다자주관찰될것으로예상된다. 이러한실험들의결과데이타는, 25-하이드록시비타민 D 3 과 25-하이드록시비타민 D 2 가조합된정맥내제형이 25-하이드록시비타민 D 3 단독으로구성된제형보다혈청내 25-하이드록시비타민 D의농도를등가로또는보다효과적으로증가시키며혈청내칼슘농도의현저한증가를야기하지않는것으로나타날것으로예상된다. 본실험의결과는, 25-하이드록시비타민 D 3 및 25-하이드록시비타민 D 2 의조합이혈청내 25-하이드록시비타민 D의농도를높이는안전한방법임을뒷받침할것으로예상된다. [0095] 본원에인용된모든특허, 공개문헌및참조문헌들은원용에의해본명세서에모두포함된다. 본발명의내용 과본명세서에포함된특허, 공개문헌과참조문헌들간에일치되지않는경우, 본발명을따라야한다. [0060] 도면의간단한설명 도 1 은 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합을투여한랫에서의 25- 하이드록시비타 민 D 의총농도를분석한결과이다. 도 1 에서, * 는 P<0.05 이고, ** 은 P<0.001 이고, *** 는 P<0.0001 통계적유 의성을의미한다. [0061] 도 2 는 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합물을투여한랫에서의혈청내칼슘수 준을분석한결과이다. - 16 -

[0062] 도 3 은 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합물을투여한랫에서신장내 CYP24 수준 을분석한결과이다. 도 3 에서, * 는 P<0.05 통계적유의성을의미한다. [0063] 도 4 는 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합물을투여한랫에서 1,25- 디하이드록시 비타민 D 3 의수준을분석한결과이다. [0064] 도 5 는 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합물을투여한랫에서 25- 디하이드록시비 타민 D 2 대사산물의수준을분석한결과이다. [0065] 도 6 은 25- 하이드록시비타민 D 2 및 25- 하이드록시비타민 D 3 의다양한조합물을투여한랫에서혈청내칼슘농도 를분석한여러가지실험의결과를나타낸것이다. 도면 도면 1-17 -

도면 2 도면 3-18 -

도면 4-19 -

도면 5-20 -

도면 6-21 -